Verbetering van het aanpassingsvermogen van het looppatroon bij erfelijke spastische dwarslaesie (Move-HSP)

Erfelijke spastische dwarslaesie (HSP) is een relatief veel voorkomende, langzaam progressieve bewegingsstoornis die ernstige gevolgen heeft voor het loopvermogen. Patiënten met HSP ervaren in toenemende mate spierstijfheid, spierzwakte en evenwichtsproblemen en, als gevolg daarvan, toenemende moeilijkheden om hun looppatroon aan te passen aan veranderende omgevingseisen. Dit is een groot probleem, aangezien 'loopaanpassing' cruciaal is voor onafhankelijke en veilige mobiliteit in het dagelijks leven. Een verminderd aanpassingsvermogen bij het lopen zal ook leiden tot vallen en valgerelateerde verwondingen en de kwaliteit van leven verminderen. Daarom is er dringend behoefte aan evidence-based revalidatie-interventies om het aanpassingsvermogen van het looppatroon bij patiënten met HSP te verbeteren. Deelnemers trainen het aanpassingsvermogen van het looppatroon door middel van het onderhandelen over obstakels, nauwkeurig stappen en onverwachte versnellingen en vertragingen. De strategieën worden getraind in een veilige omgeving op de C-Mill, een loopband die augmented reality biedt via visuele en akoestische signalen.

Doelstellingen

Deze studie heeft tot doel een essentiële stap te zetten naar evidence-based en op maat gemaakte looprevalidatie bij deelnemers met erfelijke spastische paraparese. De doelstellingen zijn tweeledig:

1. Onderzoek naar het effect van tien sessies van 1 uur C-Mill-training op het aanpassingsvermogen bij het lopen bij deelnemers met pure HSP.
2. Het effect bestuderen van tien sessies van 1 uur C-Mill-training op spatiotemporele en functionele capaciteitsparameters en de belangrijkste bepalende factoren van de effectiviteit van C-Mill-training identificeren bij deelnemers met pure HSP.

De hypothese is dat tien uur contextspecifieke C-mill-training effectief is in het verbeteren van het loopaanpassingsvermogen bij deelnemers met pure HSP, zoals gemeten met de hindernis-subtaak van het emory-functionele ambulatieprofiel (E-FAP).

De berekening van de steekproefomvang is gebaseerd op eerder onderzoek naar de effecten van loopaanpassingsinterventies op de hindernis-subtaak van de E-FAP. Een totaal van 32 deelnemers is voldoende om een ​​verwachte verbetering op de subtaakscore van de E-FAP aan te tonen. Om een ​​uitvalpercentage van 10% mogelijk te maken, worden 36 deelnemers opgenomen.

Deelnemers worden geworven vanuit het Radboud Expertisecentrum Genetische Bewegingsstoornissen (onderdeel van het ERN-RND) met specifieke HSP-expertise. De behandelend arts van de patiënt vraagt ​​of de onderzoeker contact mag opnemen met de patiënt. Verder zullen mailings via de HSP-patiëntengroep, die onderdeel is van de patiëntenorganisatie "Spierziekten Nederland", naar hun leden met HSP worden gestuurd. Als patiënten geïnteresseerd zijn in deelname, kunnen ze contact opnemen met de onderzoeker en worden ze geïnformeerd via een informatiebrief (waaraan het toestemmingsformulier is gehecht). Deelnemers hebben vervolgens twee weken de tijd om na te denken over deelname. Na de periode van twee weken neemt de onderzoeker contact met hen op over hun beslissing.

Gegevens worden numeriek gecodeerd (bijv. HSP01, HSP02) en een identificatiecodelijst worden gebruikt om de gegevens aan de deelnemer te koppelen. De sleutel van de code wordt door de onderzoekers bewaard. De projectleider en alle andere onderzoekers hebben toegang tot de brongegevens. Gegevens worden vijftien jaar bewaard. De omgang met gegevens zal voldoen aan de Wet bescherming persoonsgegevens en de privacy van deelnemers zal worden beschermd. De monitoring zal worden uitgevoerd volgens de NFU-richtlijnen voor verwaarloosbare risico-intensiteit.

Beschrijvende data-analyse zal worden gebruikt om kenmerken van beide interventiegroepen in kaart te brengen. Het effect van loopaanpassingstraining op primaire en secundaire uitkomsten zal worden getest met behulp van ANCOVA. Post-interventiemetingen zullen worden gebruikt als afhankelijke variabelen en groeps- (C-Mill versus wachtlijst) en pre-interventiemetingen als onafhankelijke tussenproefpersoonfactoren. Tijd zal worden getest als een factor binnen de proefpersonen. Het behoud van loopaanpassingstraining zal worden getest door beide groepen samen te voegen en een ANOVA met herhaalde metingen te gebruiken met Tijd als factor binnen de proefpersoon (C-Mill-groep: metingen 1, 2 en 3; wachtlijst: metingen 2, 3 en 4) . Bij significante hoofd- of interactie-effecten zullen post-hoctoetsen worden uitgevoerd met behulp van gepaarde t-toetsen. Valpercentages worden beschrijvend verwerkt. Afhankelijk van de verdeling van de gegevens, kan de mate van bijna vallen worden geanalyseerd met behulp van de door Wilcoxon ondertekende rangtest. Om de belangrijkste determinanten van C-Mill-trainingseffectiviteit te bepalen, zal bovendien een stapsgewijze lineaire regressieanalyse worden uitgevoerd met door training veroorzaakte verandering in loopaanpassingsvermogen (relatieve verandering van de obstakel-subtaak van de E-FAP) als de afhankelijke variabele. Er zullen univariate analyses worden uitgevoerd om de beste factoren te selecteren uit de beschikbare demografische en klinische kenmerken.

Bijwerkingen Alle bijwerkingen die spontaan door de deelnemers zijn gemeld of door de onderzoeker of zijn medewerkers zijn waargenomen, worden geregistreerd. De sponsor meldt de SAE's via de webportal ToetsingOnline aan de geaccrediteerde METC die het protocol heeft goedgekeurd, binnen zeven dagen na eerste kennisname voor SAE's die de dood tot gevolg hebben of levensbedreigend zijn, gevolgd door een periode van maximaal 8 dagen om de eerste voorbereidende procedure af te ronden. rapport. Alle andere SAE's worden gemeld binnen een periode van maximaal 15 dagen nadat de sponsor voor het eerst kennis heeft genomen van de ernstige ongewenste voorvallen. Het risico verbonden aan deelname zal verwaarloosbaar zijn, aldus de risicoclassificatie van de NFU. De last van de metingen zal beperkt zijn, aangezien het aantal metingen relatief laag zal zijn.