DCD & ASD 画像介入研究

子供の約 5% が DCD を患っており、靴ひもを結ぶ、印刷を学ぶ、自転車に乗るなどの運動技能を習得する能力に大きな影響を与える神経発達障害です (APA 2013)。 DCD は、学校の成績、職業活動、余暇の追求を妨げます。生涯にわたる影響があり、DCD の子供の 75% は大人になっても運動障害を経験し続けます (Kirby 2014)。 DCD は、自閉症スペクトラム障害 (ASD) (Green 2009) や注意欠陥多動性障害 (ADHD) (Piek 1999) を含む他の神経発達障害と高度に併存し、子供の運動や機能の問題を悪化させます (Kirby 2014)。

最近まで、ASD の子供の運動障害はほとんど無視されてきました。 精神障害の診断および統計マニュアル-第5版以来。 (DSM-5) が 2013 年に発表され、ASD と DCD の二重診断が許可されるようになりました。 ASD 児の 50% 以上が DCD であると報告されており (Green 2009)、運動障害の程度は自閉症の重症度と相関しています (Dzuik 2007)。

DCD と ASD の重複は十分に研究されていませんが、共起が高いことから、これらの神経発達障害を定義する一般的で明確な神経マーカーがあるかどうか疑問に思うようになります。 神経画像研究は、それらの神経基盤を解明し始めています。 小脳 (D'Mello 2016; Foster 2015; Liu 2017; Zwicker 2009, 2011) と脳梁 (Langevin 2014; Frazier 2009) の異常は、両方の障害に共通しているが、DCD の子供と共同障害の子供を比較した研究はほとんどない。発生しているASD。 予備的な証拠は、DCDまたはASDの単一診断と比較した場合、DCD + ASDグループに固有のネットワークパターンの変化を示しています（Caeyenberghs 2016）。 DCD + ASDの二重診断に触れた最初の神経画像研究の1つとして、Caeyenberghs et al。傍辺縁領域は、ASDまたはDCDに特有の障害である特異な障害で変化した接続性を示すことがわかりました。ただし、DCD と ASD の両方の基準を満たす子供は、DCD 単独と比較した場合、特に左連合野と中後頭側頭回で、より広範な過剰接続を示します。 初期段階ではあるが、神経画像研究は、DCD と ASD が共通の神経基盤を持っている可能性があることを示唆している (Caeyenberghs 2016; Caçola 2017)。各障害とその共起の神経相関をよりよく理解するには、さらなる研究が必要です。

DCD の子供の運動機能を改善するための現在のベスト プラクティスは、職業遂行能力に対する認知志向 (CO-OP) です (Smits-Engelsman 2013)。 CO-OP は、子供が必要とする、または習得したい運動ベースのスキルを向上させるように設計されたタスク固有のアプローチです。これは、言語による仲介を使用し、スキルの習得をサポートする戦略を特定する、認知ベースの問題解決アプローチです (Polatajko 2001)。 DCD と ASD を併発している子供が CO-OP の恩恵を受けるかどうかはほとんどわかっていません。 ASD では運動障害と機能障害がよくみられますが、それらが治療の焦点となることはめったにありません。 ASD の子供たちの治療の主な焦点は、常に社会的スキルとコミュニケーション スキル、または感覚処理の違いを管理することにあります。 ASD と診断された 2 人の子供のケーススタディから得られた予備的な調査結果は、CO-OP が実行可能であり、それぞれの運動目標に対する自己評価と親評価の成績を臨床的に有意に改善できることを示唆しています (Rodger 2009)。 ただし、これらの調査結果を確認するには、より大きなサンプルが必要です。

CO-OP アプローチは、子供が選択した機能的運動目標を達成するのに効果的でしたが (Polatajko 2001; Miller 2001)、これらの改善の神経基盤はまだわかっていません。 研究者は現在、DCD+/-ADHD の子供に対する CO-OP 介入に関連する構造と機能の脳の変化を調査しており、ASD と DCD を併発する子供を含むように研究を拡大したいと考えています。 この新しい研究は、これらの併発する状態の間の脳の違いを解明するのに役立ち、リハビリテーションが DCD と ASD の二重診断を持つ子供たちに利益をもたらすかどうか、またその理由を説明するのに役立ちます。

この研究は、臨床医と研究者に、ASDの子供の運動障害の神経学的基盤と、介入にCO-OP療法を含める必要があるかどうかについての理解を深めることを提供します. このプロジェクトは、脳画像と運動ベースの介入をこの集団に統合した最初のプロジェクトであり、結果を改善するための新しい臨床実践をサポートする証拠を提供する可能性があります。

リサーチデザイン

具体的な目的と仮説: 提案された研究は、DCD の子供と比較して、ASD + DCD の子供は脳の構造と機能に重複するが明確な違いを示し、脳の違いに関連するリハビリテーションが改善につながるという仮説を検証するように設計されています。運動機能の。 この研究は、一般的に発達している子供たちと、CO-OP 介入に関連する DCD+/-ADHD および神経可塑性を持つ子供たちを比較した、研究者による現在の CIHR 資金による研究に基づいています。 提案された研究は、次の特定の目的に対処するように設計されています。

目的 1: DCD+ASD の子供の脳の構造と機能を特徴付け、結果を DCD+/-ADHD の子供で以前に収集されたデータと比較します。 仮説: DCD の子供と比較して、DCD+ASD の子供の脳は小脳容積が小さくなります。運動、感覚、小脳、および前頭葉経路における微細構造の発達の違い。デフォルトモード、感覚運動、小脳、および前頭葉ネットワークを含む安静状態ネットワークに対応する脳領域からの信号間の低い相関。

目的 2: CO-OP 介入が脳の構造/機能の神経可塑性変化を誘発し、DCD + ASD の子供の運動能力を改善するかどうかを判断します。 仮説: 待機リストのコントロール グループと比較して、治療グループの子供たちは次のことを示します。 （2）前頭小脳経路の完全性の向上。 (3) 背外側前頭前野、運動皮質、および小脳皮質の灰白質量の増加。 （4）運動性能の向上。 機能改善と脳の構造/機能の変化との間の正の関連も期待されます。

目的 3: 神経可塑性および機能の変化が 3 か月のフォローアップで保持されているかどうかを判断します。 仮説: 機能的獲得を維持した子供は、機能的獲得を維持しなかった子供と比較して、脳ネットワークの機能的接続の増加、前頭小脳経路の接続の増加、および灰白質量の増加 (目的 #2 のように) を示す.

研究デザインとサンプル サイズの計算: この研究は、無作為化された待機リスト付き対照試験です。 お子様はランダムに治療グループまたは待機グループに割り当てられます。 統計学者は、コンピューターで生成された 4 ～ 6 の連続ブロックを使用して、参加者を無作為化します。無作為化コードは、研究登録まで密封された不透明な封筒に保管されます。 研究者らの現在の研究に加えて、DCD+ASD の 30 人の参加者のサンプルは、カナダの職業能力測定 (COPM; Law 2014) [26] (SD 2.5および 0.05 のタイプ 1 エラー) および拡散テンソル イメージングでの軸方向拡散率の 3% の差は、研究者のパイロット作業で運動機能と相関していました (Zwicker 2012)。

参加者: DSM-5 (APA 2013) に概説されている DCD および ASD の診断基準を満たす 30 人の子供 (8 ～ 12 歳) が参加資格があります。

脳のイメージング: MR イメージングの前に、子供たちは MRI シミュレーター セッションを受けて、MR 環境の光景と音に慣れます。 すべての画像検査は、最先端の 3 テスラ GE Discovery MR 750 スキャナーで実施されます。 脳の構造は、(1) 大脳容積 (白質、皮質灰白質、および深部灰白質) および小脳容積を測定するための T1 強調構造イメージング、および構造的結合を測定するための拡散テンソル イメージング (DTI) を使用して評価されます。脳全体の白質微細構造。 安静時 MRI を使用して脳機能を間接的に測定し、さまざまなネットワークにおける安静時の機能的結合を調べます。 合計スキャン時間は約 30 分です。

介入: CO-OP は、機能的な運動の問題を解決するための認知的アプローチです (Polatajko 2001)。 セラピストは、運動障害を克服するための特定の戦略を開発する手段として、子供たちにグローバルな問題解決戦略 (目標-計画-実行-チェック) を教えます。戦略は、セラピストによる動的パフォーマンス分析の後に決定され、タスクを実行する際の「故障」がどこにあるかを判断します。 CO-OP でトレーニングを受けた作業療法士が、週に 1 回、10 週間、1 時間子供たちを診察します。 親または介護者は、セラピストが治療セッション間の戦略の使用を促進する方法を指示できるように、治療セッションに参加することをお勧めします. 子供たちは、治療中に対処する3つの機能的運動目標を選択し、介入前後のこれらの目標のパフォーマンスと満足度を評価します.

対策: MABC-2 は、運動障害の程度を評価するために使用されます。スコア ≤ 16 パーセンタイルは DCD を示します (Henderson 2007)。 この測定では、手先の器用さ (3)、照準と捕球 (2)、およびバランス (3) の 3 つの領域にわたる 8 つのサブテストからコンパイルされた全体的な合計スコアが提供されます。 一般的に使用される保護者向けアンケートである DCDQ (Wilson 2007) を使用して、日常機能に対する運動能力の影響を確認します。 Conners 3 AI-Parent フォームは、ADHD の症状を評価するために使用されます (Conners 2001)。 自閉症特有の社会的およびコミュニケーション障害をスクリーニングするために、親レポートの質問票である社会的コミュニケーション質問票 (SCQ) が使用されます (Rutter 2003)。

主なアウトカム指標は COPM (Law 2014) です。これは、クライアントにとって重要な機能目標に対するパフォーマンスと満足度に対するクライアントの自己認識の変化を検出するように設計された、個別化されたクライアント中心の指標です。 COPM を補足するために、研究者は介入の前後に 3 つの運動目標を実行している子供をビデオに録画します。 介入とプレテスト/ポストテストを知らされていない作業療法士は、パフォーマンス品質の客観的かつ観察的な尺度であるパフォーマンス品質評価尺度 (PQRS) を使用して運動パフォーマンスを採点します (Miller 2001)。 細かい運動能力と総合的な運動能力は、第 2 版の運動能力のブルニンクス-オセレツキー テストの短い形式を使用して測定されます。 (BOT-2: Bruininks 2005)。

ニューロイメージング分析: DTI: 拡散テンソル データを分析するために、FMRIB ソフトウェア ライブラリ (FSL) を使用したトラクトベースの空間統計 (TBSS) が実施されます。 TBSS は完全に自動化されたアプローチであり、関心のある領域を事前に指定することなく全脳分析を可能にします (Smith 2006)。 ボクセルベースの形態計測を使用して T1 強調画像を分析し、Statistical Parametric Map-99 パッケージ (Ashburner 2000) を使用して、セッションとグループ間の灰白質の局所濃度を比較します。 rs-MRI: FSL を使用して独立成分分析を実施し、データ駆動型のアプローチで静止状態ネットワークを調査できるようにします (Beckman 2005)。

データ解析：

目的 1: ANOVA を使用してグループ間で平均脳容積を比較し、年齢と性別の回帰ベースの調整を行います。 一般化線形モデルは、DCD、DCD+ADHD、DCD+ASD、およびコントロールを持つ子供の DTI 測定値と機能的接続性時系列を比較します。

目的 2 および 3: 反復測定 ANCOVA を一次および二次アウトカムに適用して、待機リスト グループの成熟度の影響、待機リスト グループと治療グループの両方における介入効果、治療グループの介入の晩期効果など、時間の経過に伴う変化を検出します。 年齢、MABC-2 スコア、コナーズ スコアが共変量として使用されます。