DCD 및 ASD 이미징 개입 연구

아동의 약 5%가 신발 끈 묶기, 인쇄 학습 또는 자전거 타기와 같은 운동 기술을 배우는 능력에 상당한 영향을 미치는 신경 발달 장애인 DCD를 가지고 있습니다(APA 2013). DCD는 학교 성과, 직업 활동, 여가 추구를 방해합니다. 이는 평생 영향을 미치며 DCD가 있는 어린이의 75%는 성인이 되어도 계속해서 운동 장애를 경험할 것입니다(Kirby 2014). DCD는 자폐 스펙트럼 장애(ASD)(Green 2009) 및 주의력 결핍 과잉 행동 장애(ADHD)(Piek 1999)를 비롯한 다른 신경 발달 장애와 고도로 동반이환되어 어린이의 운동 및 기능 문제를 악화시킵니다(Kirby 2014).

최근까지 ASD 아동의 운동 장애는 대체로 무시되었습니다. 정신 장애에 대한 진단 및 통계 매뉴얼 - 5th ed. (DSM-5)가 2013년에 출판되었으므로 이제 ASD와 DCD의 이중 진단이 허용됩니다. ASD 아동의 50% 이상이 DCD를 가지고 있는 것으로 보고되었으며(Green 2009), 운동 장애의 정도는 자폐증의 중증도와 관련이 있습니다(Dzuik 2007).

DCD와 ASD의 중복은 잘 연구되지 않았지만 높은 동시 발생으로 인해 이러한 신경 발달 장애를 정의하는 공통적이고 뚜렷한 신경 마커가 있는지 궁금해합니다. 신경 영상 연구가 신경 기반을 밝히기 시작했습니다. 소뇌(D'Mello 2016; Foster 2015; Liu 2017; Zwicker 2009, 2011) 및 뇌량(Langevin 2014; Frazier 2009)의 이상은 두 장애 모두에 공통적이지만, DCD가 있는 아동과 동반 아동을 비교한 연구는 거의 없습니다. ASD 발생. 예비 증거는 DCD 또는 ASD의 단일 진단과 비교할 때 DCD+ASD 그룹에 고유한 네트워크 패턴의 변경을 나타냅니다(Caeyenberghs 2016). DCD+ASD의 이중 진단을 다루는 최초의 신경 영상 연구 중 하나인 Caeyenberghs et al. 변연계 영역이 ASD 또는 DCD에 특정한 장애인 단일 장애에서 변경된 연결성을 나타냄을 발견했습니다. 그러나 DCD와 ASD 모두에 대한 기준을 충족하는 어린이는 특히 DCD 단독과 비교할 때 왼쪽 연합 영역과 중앙 후두 측두엽에서 더 광범위한 과잉 연결성을 나타냅니다. 유아기에 신경 영상 연구에 따르면 DCD와 ASD는 공통적이지만 별개의 신경 기반을 가질 수 있습니다(Caeyenberghs 2016; Caçola 2017). 각 장애와 동시 발생의 신경 상관 관계를 더 잘 이해하려면 추가 연구가 필요합니다.

DCD 아동의 운동 기능을 개선하기 위한 현재 최선의 방법은 직업 수행에 대한 인지 지향(CO-OP)입니다(Smits-Engelsman 2013). CO-OP는 어린이가 마스터해야 하거나 마스터하기를 원하는 운동 기반 기술을 향상시키기 위해 고안된 작업별 접근 방식입니다. 언어 중재를 사용하고 기술 습득을 지원하는 전략을 식별하는 인지 기반 문제 해결 접근 방식입니다(Polatajko 2001). 동시 발생 DCD와 ASD가 있는 어린이가 CO-OP에서 혜택을 받는지는 거의 알려지지 않았습니다. 운동 장애 및 기능적 문제는 ASD에서 일반적이지만 치료의 초점이 되는 경우는 드뭅니다. ASD 아동을 위한 치료의 주요 초점은 항상 사회적 및 의사소통 기술 또는 감각 처리 차이 관리에 있었습니다. ASD 진단을 받은 두 명의 어린이를 대상으로 한 사례 연구의 예비 결과는 CO-OP가 실현 가능하며 각 운동 목표에 대한 자기 및 부모 평가 성능에서 임상적으로 상당한 개선을 유도할 수 있음을 시사합니다(Rodger 2009). 그러나 이러한 결과를 확인하려면 더 큰 샘플이 필요합니다.

CO-OP 접근법은 어린이가 선택한 기능적 운동 목표를 충족하는 데 효과적이었지만(Polatajko 2001; Miller 2001) 이러한 개선을 위한 신경 기반은 아직 알려지지 않았습니다. 조사관은 현재 DCD+/-ADHD 아동을 위한 CO-OP 개입과 관련된 구조 및 기능의 뇌 변화를 조사하고 있으며, ASD 및 DCD 동시 발생 아동을 포함하도록 연구를 확장하고자 합니다. 이 새로운 연구는 이러한 동시 발생 상태 사이의 뇌 차이를 밝히고 재활이 DCD와 ASD의 이중 진단을 가진 어린이에게 도움이 될 수 있는지 여부와 이유를 설명하는 데 도움이 될 것입니다.

이 연구는 임상의와 연구자에게 ASD가 있는 아동의 운동 장애에 대한 신경학적 토대에 대한 이해와 중재에 CO-OP 요법이 포함되어야 하는지 여부를 제공할 것입니다. 이 프로젝트는 이 집단에서 뇌 영상과 운동 기반 개입을 통합하는 최초의 프로젝트이며 결과를 개선하기 위한 새로운 임상 관행을 뒷받침하는 증거를 제공할 수 있습니다.

연구 계획

특정 목표 및 가설: 제안된 연구는 DCD가 있는 어린이와 비교하여 ASD+DCD가 있는 어린이가 뇌 구조 및 기능에서 중첩되지만 뚜렷한 차이를 나타내고 뇌의 차이와 관련된 재활이 개선으로 이어질 것이라는 가설을 테스트하도록 설계되었습니다. 운동 기능의. 이 연구는 CO-OP 개입과 관련된 DCD+/-ADHD 및 신경가소성을 가진 어린이와 일반적으로 발달하는 어린이를 비교하는 조사관의 현재 CIHR 지원 연구를 기반으로 합니다. 제안된 연구는 다음과 같은 특정 목표를 다루도록 설계되었습니다.

목표 1: 어린이 DCD+ASD의 뇌 구조 및 기능을 특성화하고 결과를 DCD+/-ADHD 어린이에 대해 이전에 수집된 데이터와 비교합니다. 가설: DCD 어린이와 비교하여 DCD+ASD 어린이의 뇌는 더 작은 소뇌 용적을 보일 것입니다. 운동, 감각, 소뇌 및 전두엽 경로의 미세구조 발달 차이; 기본 모드, 감각 운동, 소뇌 및 전두엽 네트워크를 포함한 휴식 상태 네트워크에 해당하는 뇌 영역의 신호 사이의 낮은 상관 관계.

목표 2: CO-OP 개입이 뇌 구조/기능의 신경가소성 변화를 유도하고 DCD+ASD 아동의 운동 능력을 향상시키는지 확인합니다. 가설: 대기자 통제 그룹과 비교하여 치료 그룹의 어린이는 다음을 보여줄 것입니다. (2) 전두엽-소뇌 경로의 무결성 증가; (3) 배외측 전두엽, 운동 및 소뇌 피질의 회백질 부피 증가; 및 (4) 개선된 모터 성능. 기능 향상과 뇌 구조/기능의 변화 사이의 긍정적인 연관성도 예상됩니다.

목표 3: 신경가소성 및 기능적 변화가 3개월 추적 조사에서 유지되는지 확인합니다. 가설: 기능적 향상을 유지한 어린이는 기능적 향상을 유지하지 않은 어린이에 비해 뇌 네트워크의 기능적 연결성 증가, 전두엽-소뇌 경로의 연결성 증가, 회백질 부피 증가(목표 #2에서와 같이)를 보일 것입니다.

연구 설계 및 표본 크기 계산: 이 연구는 무작위 대기자 통제 시험입니다. 어린이는 무작위로 치료군 ​​또는 대기자 명단에 배정됩니다. 통계학자는 컴퓨터에서 생성된 4~6개의 순차적 블록을 사용하여 참가자를 무작위로 추출합니다. 무작위화 코드는 연구 등록 때까지 밀봉된 불투명 봉투에 보관됩니다. 조사관의 현재 연구에 추가된 DCD+ASD를 가진 30명의 참가자 샘플은 캐나다 직업 성과 측정(COPM; Law 2014)[26](SD 2.5 및 0.05의 1종 오류) 및 확산 텐서 이미징에서 축 확산도의 3% 차이는 연구자의 파일럿 작업에서 운동 기능과 상관관계가 있었습니다(Zwicker 2012).

참가자: DSM-5(APA 2013)에 명시된 DCD 및 ASD 진단 기준을 충족하는 30명의 어린이(8-12세)가 참가할 수 있습니다.

뇌 영상: MR 영상 촬영 전에 어린이는 MRI 시뮬레이터 세션을 통해 MR 환경의 시각과 소리에 익숙해집니다. 모든 이미징 연구는 최첨단 3-Tesla GE Discovery MR 750 스캐너에서 수행됩니다. 뇌 구조는 다음을 사용하여 평가됩니다: (1) 대뇌 용적(백질, 피질 회백질 및 심층 회백질) 및 소뇌 용적을 측정하기 위한 T1 강조 구조 영상 ​​및 (2) 구조적 연결성을 측정하기 위한 확산 텐서 영상(DTI) 뇌 전체의 백질 미세 구조. 다양한 네트워크에서 휴식 상태의 기능적 연결성을 검사하기 위해 휴식 상태 MRI를 사용하여 뇌 기능을 간접적으로 측정합니다. 총 스캔 시간은 ~30분입니다.

개입: CO-OP는 기능적 운동 문제를 해결하기 위한 인지적 접근 방식입니다(Polatajko 2001). 치료사는 아동에게 운동 문제를 극복하기 위한 특정 전략을 개발하는 수단으로 전반적인 문제 해결 전략(목표-계획-실행-확인)을 가르칩니다. 전략은 작업을 수행할 때 "결함"이 어디인지 결정하기 위해 치료사의 동적 수행 분석 후에 결정됩니다. CO-OP에서 교육을 받은 작업 치료사는 10주 동안 일주일에 한 번, 한 시간 동안 아이들을 보게 됩니다. 치료사가 치료 세션 사이에 전략 사용을 촉진하는 방법을 지시할 수 있도록 부모 또는 간병인이 치료 세션에 참석하도록 권장됩니다. 어린이는 치료 중에 다루어야 할 3가지 기능적 운동 목표를 선택하고 개입 전후에 이러한 목표의 성과와 만족도를 평가합니다.

조치: MABC-2는 운동 손상 정도를 평가하는 데 사용됩니다. 점수 ≤ 16번째 백분위수는 DCD를 나타냅니다(Henderson 2007). 이 척도는 손재주(3), 조준 및 잡기(2), 균형(3)의 3개 영역에 걸쳐 8개의 하위 테스트에서 수집한 전체 총점을 제공합니다. 일반적으로 사용되는 부모 설문지인 DCDQ(Wilson 2007)는 운동 기능이 일상 기능에 미치는 영향을 확인하는 데 사용됩니다. Conners 3 AI-Parent 양식은 ADHD 증상을 평가하는 데 사용됩니다(Conners 2001). 부모 보고서 설문지인 사회 커뮤니케이션 설문지(SCQ)는 자폐증 관련 사회적 및 커뮤니케이션 장애를 선별하는 데 사용됩니다(Rutter 2003).

주요 결과 측정은 COPM(Law 2014)으로, 시간이 지남에 따라 자신에게 중요한 기능적 목표에 대한 고객의 성과 및 만족도에 대한 고객의 자기 인식 변화를 감지하도록 설계된 개별화된 고객 중심 측정입니다. COPM을 보완하기 위해 조사관은 개입 전후에 3가지 운동 목표를 수행하는 아동을 비디오 테이프로 녹화합니다. 중재와 사전 테스트/사후 테스트에 눈이 먼 작업 치료사는 성능 품질의 객관적이고 관찰적인 척도인 성능 품질 평가 척도(PQRS)를 사용하여 운동 성능을 평가할 것입니다(Miller 2001). 미세 및 대근육 운동 능력은 짧은 형태의 Bruninks-Oseretsky 운동 능력 테스트 2판을 사용하여 측정됩니다. (BOT-2: Bruininks 2005).

Neuroimaging Analysis: DTI: 확산 텐서 데이터 분석을 위해 FMRIB 소프트웨어 라이브러리(FSL)를 사용하여 TBSS(관 기반 공간 통계)를 수행합니다. TBSS는 관심 영역을 미리 지정하지 않고 전체 뇌 분석을 허용하는 완전 자동화된 접근 방식입니다(Smith 2006). T1 강조 이미징은 Statistical Parametric Map-99 패키지(Ashburner 2000)를 사용하여 세션과 그룹 사이의 회백질의 국소 농도를 비교하기 위해 복셀 기반 형태측정법을 사용하여 분석됩니다. rs-MRI: FSL은 휴식 상태 네트워크를 탐색하기 위한 데이터 중심 접근을 허용하는 독립적인 구성 요소 분석을 수행하는 데 사용됩니다(Beckman 2005).

데이터 분석:

목표 1: 연령 및 성별에 대한 회귀 기반 조정과 함께 ANOVA를 사용하여 그룹 간에 평균 뇌 용적을 비교합니다. 일반화 선형 모델은 어린이의 DTI 측정과 기능적 연결 시계열을 DCD, DCD+ADHD, DCD+ASD 및 컨트롤과 비교합니다.

목표 2 및 3: 반복 측정 ANCOVA는 대기자 명단 그룹의 성숙도 효과, 대기자 명단 및 치료 그룹 모두의 개입 효과, 치료 그룹 개입의 지연 효과를 포함하여 시간 경과에 따른 변화를 감지하기 위해 1차 및 2차 결과에 적용됩니다. 연령, MABC-2 점수 및 Conners 점수가 공변량으로 사용됩니다.