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Study of LNP.UCD.ABE in Patients With Urea Cycle Disorders

24 août 2026 mis à jour par: Rebecca Ahrens-Nicklas

Master Protocol for a Phase I/II Open-label Safety and Efficacy Study of LNP.UCD.ABE, a Lipid Nanoparticle-delivered Base Editing Therapy, in Patients With Urea Cycle Disorders Due to Variants Amenable to Corrective Editing by LNP.UCD.ABE

This is a single-site Phase 1/2 open-label umbrella clinical trial designed to evaluate the safety, tolerability, and efficacy of a single intravenous dose of LNP.UCD.ABE in 5 pediatric subjects with severe infantile-onset UCDs. This is a master clinical protocol in which subjects with a variant in a urea cycle disorder (UCD) gene (CPS1, OTC, ASS1, ASL, ARG, NAGS, or SLC25A15) that is demonstrated to be amenable to corrective editing by an adenine base editor (ABE) would be eligible for enrollment.

Aperçu de l'étude

Description détaillée

Humans ingest protein to support growth and the synthesis of a number of key macromolecules. Nitrogen waste generated from protein catabolism is converted to ammonia, which under normal physiologic conditions is converted to urea via the urea cycle. Urea is then excreted in urine to maintain whole-body nitrogen homeostasis. Loss of function of any of the six enzymes of the urea cycle-encoded by CPS1 (carbamoyl phosphate synthetase 1), OTC (ornithine transcarbamylase), ASS1 (argininosuccinate synthetase), ASL (argininosuccinate lyase), ARG (arginase), and NAGS (N-acetylglutamate synthetase)-results in a urea cycle disorder (UCD). In addition loss of the ornithine transporter, ORNT1 (encoded by SLC25A15), can also lead to disease.

Severe UCD patients typically present as neonates and have a profound decrease in function in any one of the six enzymes of the urea cycle or a lack of function of the ornithine transporter that carries urea cycle intermediates. This results in toxic accumulation of ammonia in the blood and accumulation of specific urea cycle amino acids that aid in diagnoses and therapeutic monitoring. Patients are at risk of developing extremely elevated blood ammonia levels (hyperammonemia) that can lead acutely to coma and death and chronically to profound neurologic dysfunction.

LNP.UCD.ABE is an investigational in vivo gene editing product proposed for the treatment of hyperammonemia in patients under 5 years of age with deficiencies in enzymes or a related transporter of the urea cycle who are homozygous or compound heterozygous for a pathogenic variant in any UCD gene, including CPS1, OTC, ASS1, ASL, ARG, NAGS, and SLC25A15, that can be efficiently corrected by an adenine base editor (ABE).

Each subject will have a personalized variant-specific LNP.UCD.ABE developed and evaluated during the Screening period, which may last up to 8 months. Subjects will eligible for a lead in period to establish a stable diet. After the subject's drug is developed and lead in has been completed, the subject will be administered LNP.UCD.ABE via a single intravenous infusion. After LNP.UCD.ABE administration, participants will be followed for safety and efficacy for 52 weeks.

Type d'étude

Interventionnel

Inscription (Estimé)

7

Phase

  • Phase 2
  • La phase 1

Contacts et emplacements

Cette section fournit les coordonnées de ceux qui mènent l'étude et des informations sur le lieu où cette étude est menée.

Coordonnées de l'étude

  • Nom: Sarah McCague
  • Numéro de téléphone: 267-426-1464
  • E-mail: cigt@chop.edu

Lieux d'étude

    • Pennsylvania
      • Philadelphia, Pennsylvania, États-Unis, 19104
        • Recrutement
        • Children's Hospital of Philadelphia
        • Contact:
          • Sarah McCague
          • Numéro de téléphone: 267-426-1464
          • E-mail: cigt@chop.edu

Critères de participation

Les chercheurs recherchent des personnes qui correspondent à une certaine description, appelée critères d'éligibilité. Certains exemples de ces critères sont l'état de santé général d'une personne ou des traitements antérieurs.

Critère d'éligibilité

Âges éligibles pour étudier

  • Enfant

Accepte les volontaires sains

Non

La description

Inclusion Criteria:

  1. Diagnosis of a severe urea cycle disorder, in the judgement of the investigators.
  2. Molecular testing demonstrating homozygosity or compound heterozygosity for a disease-causing mutation in CPS1 that is targeted by a variant-specific version of the LNP.UCD.ABE drug product.
  3. Current or historical biochemical testing consistent with a urea cycle disorder
  4. At least one of the subject's alleles must be amenable to base editing by LNP.UCD.ABE, as assessed in vitro
  5. A history of an ammonia level of ≥400 μmol/L prior to age 12 months, unless a diagnosis was made prenatally and care was initiated immediately after birth

    • If the patient is taking a nitrogen scavenger medication, their ammonia level may currently be in the normal range
    • If the patient is diagnosed prenatally, then personal history, family history, or analysis of mutations should indicate a high likelihood of a severe UCD.
  6. Subjects more than 8 weeks from the initial diagnosis of a UCD must have demonstrated:

    • a persistent need for dietary protein restriction and chronic administration of a nitrogen scavenger medication, AND / OR
    • a recurrent hyperammonemic event AND / OR
    • a history of a hyperammonemia-induced seizure
  7. Weight >3.5 kg at the time of screening
  8. Legal guardian(s) capable of giving signed informed consent, which includes compliance with the requirements and restrictions listed in the informed consent form (ICF) and in this protocol.

Exclusion Criteria:

  1. Abnormal liver function, electrolyte, coagulation, or blood count laboratory values thought not attributable to the underlying urea cycle disorder;
  2. Demonstrated need for urgent liver transplantation due to liver failure, in the opinion of the investigators;
  3. Participation in a prior gene therapy trial or participation in a trial of an investigational product in the last 12 months;
  4. History of liver transplantation;
  5. Any other diseases or conditions that the investigators would consider to pose unacceptable risk to the subject;
  6. Inability or unwillingness to comply with the visit schedule and study assessments;
  7. Any genetic variation in the causative urea cycle disorder gene that, in the opinion of the investigators, may decrease the potential efficacy of the drug product;
  8. History of severe hypersensitivity or anaphylaxis to polyethylene glycol (PEG)-containing products, such as PEG-containing vaccines or laxatives

Plan d'étude

Cette section fournit des détails sur le plan d'étude, y compris la façon dont l'étude est conçue et ce que l'étude mesure.

Comment l'étude est-elle conçue ?

Détails de conception

  • Objectif principal: Traitement
  • Répartition: N / A
  • Modèle interventionnel: Affectation à un seul groupe
  • Masquage: Aucun (étiquette ouverte)

Armes et Interventions

Groupe de participants / Bras
Intervention / Traitement
Expérimental: Expérimental
Each subject will have a personalized variant-specific LNP.UCD.ABE developed and evaluated in real time. Each member of the LNP.UCD.ABE drug product (DP) family is a lipid nanoparticle (LNP)-based editing therapeutic comprising lipid excipients, a messenger RNA (mRNA) drug substance (DS) encoding an adenine base editor (ABE), and a single guide RNA (gRNA) DS.

Que mesure l'étude ?

Principaux critères de jugement

Mesure des résultats
Description de la mesure
Délai
Safety and tolerability of a single intravenous dose of LNP.UCD.ABE
Délai: 52 weeks
Incidence of treatment-emergent adverse events as assessed by CTCAE version 6.0 criteria at 52 weeks after LNP.UCD.ABE administration.
52 weeks

Mesures de résultats secondaires

Mesure des résultats
Description de la mesure
Délai
Clinical efficacy of a single intravenous dose of LNP.UCD.ABE
Délai: 16 weeks
The proportion of the population that can tolerate: 1. an increase in protein intake to 100% of the recommended dietary allowance (RDA) for age and/or at least a 50% reduction in the nitrogen scavenger medication dose, without an associated hyperammonemic event [defined as an ammonia level ≥ 2.5× upper limit of normal (ULN) on a non-hemolyzed specimen and the presence of symptoms of hyperammonemia], by 16 weeks after administration of LNP.UCD.ABE.
16 weeks

Collaborateurs et enquêteurs

C'est ici que vous trouverez les personnes et les organisations impliquées dans cette étude.

Les enquêteurs

  • Chercheur principal: Rebecca Ahrens-Nicklas, M.D., Ph.D., Children's Hospital of Philadelphia

Dates d'enregistrement des études

Ces dates suivent la progression des dossiers d'étude et des soumissions de résultats sommaires à ClinicalTrials.gov. Les dossiers d'étude et les résultats rapportés sont examinés par la Bibliothèque nationale de médecine (NLM) pour s'assurer qu'ils répondent à des normes de contrôle de qualité spécifiques avant d'être publiés sur le site Web public.

Dates principales de l'étude

Début de l'étude (Réel)

7 août 2026

Achèvement primaire (Estimé)

1 septembre 2028

Achèvement de l'étude (Estimé)

1 septembre 2028

Dates d'inscription aux études

Première soumission

18 juin 2026

Première soumission répondant aux critères de contrôle qualité

18 juin 2026

Première publication (Réel)

25 juin 2026

Mises à jour des dossiers d'étude

Dernière mise à jour publiée (Réel)

26 août 2026

Dernière mise à jour soumise répondant aux critères de contrôle qualité

24 août 2026

Dernière vérification

1 août 2026

Plus d'information

Termes liés à cette étude

Plan pour les données individuelles des participants (IPD)

Prévoyez-vous de partager les données individuelles des participants (DPI) ?

NON

Informations sur les médicaments et les dispositifs, documents d'étude

Étudie un produit pharmaceutique réglementé par la FDA américaine

Oui

Étudie un produit d'appareil réglementé par la FDA américaine

Non

Ces informations ont été extraites directement du site Web clinicaltrials.gov sans aucune modification. Si vous avez des demandes de modification, de suppression ou de mise à jour des détails de votre étude, veuillez contacter register@clinicaltrials.gov. Dès qu'un changement est mis en œuvre sur clinicaltrials.gov, il sera également mis à jour automatiquement sur notre site Web .

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