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Study of LNP.UCD.ABE in Patients With Urea Cycle Disorders

24 de agosto de 2026 atualizado por: Rebecca Ahrens-Nicklas

Master Protocol for a Phase I/II Open-label Safety and Efficacy Study of LNP.UCD.ABE, a Lipid Nanoparticle-delivered Base Editing Therapy, in Patients With Urea Cycle Disorders Due to Variants Amenable to Corrective Editing by LNP.UCD.ABE

This is a single-site Phase 1/2 open-label umbrella clinical trial designed to evaluate the safety, tolerability, and efficacy of a single intravenous dose of LNP.UCD.ABE in 5 pediatric subjects with severe infantile-onset UCDs. This is a master clinical protocol in which subjects with a variant in a urea cycle disorder (UCD) gene (CPS1, OTC, ASS1, ASL, ARG, NAGS, or SLC25A15) that is demonstrated to be amenable to corrective editing by an adenine base editor (ABE) would be eligible for enrollment.

Visão geral do estudo

Descrição detalhada

Humans ingest protein to support growth and the synthesis of a number of key macromolecules. Nitrogen waste generated from protein catabolism is converted to ammonia, which under normal physiologic conditions is converted to urea via the urea cycle. Urea is then excreted in urine to maintain whole-body nitrogen homeostasis. Loss of function of any of the six enzymes of the urea cycle-encoded by CPS1 (carbamoyl phosphate synthetase 1), OTC (ornithine transcarbamylase), ASS1 (argininosuccinate synthetase), ASL (argininosuccinate lyase), ARG (arginase), and NAGS (N-acetylglutamate synthetase)-results in a urea cycle disorder (UCD). In addition loss of the ornithine transporter, ORNT1 (encoded by SLC25A15), can also lead to disease.

Severe UCD patients typically present as neonates and have a profound decrease in function in any one of the six enzymes of the urea cycle or a lack of function of the ornithine transporter that carries urea cycle intermediates. This results in toxic accumulation of ammonia in the blood and accumulation of specific urea cycle amino acids that aid in diagnoses and therapeutic monitoring. Patients are at risk of developing extremely elevated blood ammonia levels (hyperammonemia) that can lead acutely to coma and death and chronically to profound neurologic dysfunction.

LNP.UCD.ABE is an investigational in vivo gene editing product proposed for the treatment of hyperammonemia in patients under 5 years of age with deficiencies in enzymes or a related transporter of the urea cycle who are homozygous or compound heterozygous for a pathogenic variant in any UCD gene, including CPS1, OTC, ASS1, ASL, ARG, NAGS, and SLC25A15, that can be efficiently corrected by an adenine base editor (ABE).

Each subject will have a personalized variant-specific LNP.UCD.ABE developed and evaluated during the Screening period, which may last up to 8 months. Subjects will eligible for a lead in period to establish a stable diet. After the subject's drug is developed and lead in has been completed, the subject will be administered LNP.UCD.ABE via a single intravenous infusion. After LNP.UCD.ABE administration, participants will be followed for safety and efficacy for 52 weeks.

Tipo de estudo

Intervencional

Inscrição (Estimado)

7

Estágio

  • Fase 2
  • Fase 1

Contactos e Locais

Esta seção fornece os detalhes de contato para aqueles que conduzem o estudo e informações sobre onde este estudo está sendo realizado.

Contato de estudo

  • Nome: Sarah McCague
  • Número de telefone: 267-426-1464
  • E-mail: cigt@chop.edu

Locais de estudo

    • Pennsylvania
      • Philadelphia, Pennsylvania, Estados Unidos, 19104
        • Recrutamento
        • Children's Hospital of Philadelphia
        • Contato:
          • Sarah McCague
          • Número de telefone: 267-426-1464
          • E-mail: cigt@chop.edu

Critérios de participação

Os pesquisadores procuram pessoas que se encaixem em uma determinada descrição, chamada de critérios de elegibilidade. Alguns exemplos desses critérios são a condição geral de saúde de uma pessoa ou tratamentos anteriores.

Critérios de elegibilidade

Idades elegíveis para estudo

  • Filho

Aceita Voluntários Saudáveis

Não

Descrição

Inclusion Criteria:

  1. Diagnosis of a severe urea cycle disorder, in the judgement of the investigators.
  2. Molecular testing demonstrating homozygosity or compound heterozygosity for a disease-causing mutation in CPS1 that is targeted by a variant-specific version of the LNP.UCD.ABE drug product.
  3. Current or historical biochemical testing consistent with a urea cycle disorder
  4. At least one of the subject's alleles must be amenable to base editing by LNP.UCD.ABE, as assessed in vitro
  5. A history of an ammonia level of ≥400 μmol/L prior to age 12 months, unless a diagnosis was made prenatally and care was initiated immediately after birth

    • If the patient is taking a nitrogen scavenger medication, their ammonia level may currently be in the normal range
    • If the patient is diagnosed prenatally, then personal history, family history, or analysis of mutations should indicate a high likelihood of a severe UCD.
  6. Subjects more than 8 weeks from the initial diagnosis of a UCD must have demonstrated:

    • a persistent need for dietary protein restriction and chronic administration of a nitrogen scavenger medication, AND / OR
    • a recurrent hyperammonemic event AND / OR
    • a history of a hyperammonemia-induced seizure
  7. Weight >3.5 kg at the time of screening
  8. Legal guardian(s) capable of giving signed informed consent, which includes compliance with the requirements and restrictions listed in the informed consent form (ICF) and in this protocol.

Exclusion Criteria:

  1. Abnormal liver function, electrolyte, coagulation, or blood count laboratory values thought not attributable to the underlying urea cycle disorder;
  2. Demonstrated need for urgent liver transplantation due to liver failure, in the opinion of the investigators;
  3. Participation in a prior gene therapy trial or participation in a trial of an investigational product in the last 12 months;
  4. History of liver transplantation;
  5. Any other diseases or conditions that the investigators would consider to pose unacceptable risk to the subject;
  6. Inability or unwillingness to comply with the visit schedule and study assessments;
  7. Any genetic variation in the causative urea cycle disorder gene that, in the opinion of the investigators, may decrease the potential efficacy of the drug product;
  8. History of severe hypersensitivity or anaphylaxis to polyethylene glycol (PEG)-containing products, such as PEG-containing vaccines or laxatives

Plano de estudo

Esta seção fornece detalhes do plano de estudo, incluindo como o estudo é projetado e o que o estudo está medindo.

Como o estudo é projetado?

Detalhes do projeto

  • Finalidade Principal: Tratamento
  • Alocação: N / D
  • Modelo Intervencional: Atribuição de grupo único
  • Mascaramento: Nenhum (rótulo aberto)

Armas e Intervenções

Grupo de Participantes / Braço
Intervenção / Tratamento
Experimental: Experimental
Each subject will have a personalized variant-specific LNP.UCD.ABE developed and evaluated in real time. Each member of the LNP.UCD.ABE drug product (DP) family is a lipid nanoparticle (LNP)-based editing therapeutic comprising lipid excipients, a messenger RNA (mRNA) drug substance (DS) encoding an adenine base editor (ABE), and a single guide RNA (gRNA) DS.

O que o estudo está medindo?

Medidas de resultados primários

Medida de resultado
Descrição da medida
Prazo
Safety and tolerability of a single intravenous dose of LNP.UCD.ABE
Prazo: 52 weeks
Incidence of treatment-emergent adverse events as assessed by CTCAE version 6.0 criteria at 52 weeks after LNP.UCD.ABE administration.
52 weeks

Medidas de resultados secundários

Medida de resultado
Descrição da medida
Prazo
Clinical efficacy of a single intravenous dose of LNP.UCD.ABE
Prazo: 16 weeks
The proportion of the population that can tolerate: 1. an increase in protein intake to 100% of the recommended dietary allowance (RDA) for age and/or at least a 50% reduction in the nitrogen scavenger medication dose, without an associated hyperammonemic event [defined as an ammonia level ≥ 2.5× upper limit of normal (ULN) on a non-hemolyzed specimen and the presence of symptoms of hyperammonemia], by 16 weeks after administration of LNP.UCD.ABE.
16 weeks

Colaboradores e Investigadores

É aqui que você encontrará pessoas e organizações envolvidas com este estudo.

Patrocinador

Investigadores

  • Investigador principal: Rebecca Ahrens-Nicklas, M.D., Ph.D., Children's Hospital of Philadelphia

Datas de registro do estudo

Essas datas acompanham o progresso do registro do estudo e os envios de resumo dos resultados para ClinicalTrials.gov. Os registros do estudo e os resultados relatados são revisados ​​pela National Library of Medicine (NLM) para garantir que atendam aos padrões específicos de controle de qualidade antes de serem publicados no site público.

Datas Principais do Estudo

Início do estudo (Real)

7 de agosto de 2026

Conclusão Primária (Estimado)

1 de setembro de 2028

Conclusão do estudo (Estimado)

1 de setembro de 2028

Datas de inscrição no estudo

Enviado pela primeira vez

18 de junho de 2026

Enviado pela primeira vez que atendeu aos critérios de CQ

18 de junho de 2026

Primeira postagem (Real)

25 de junho de 2026

Atualizações de registro de estudo

Última Atualização Postada (Real)

26 de agosto de 2026

Última atualização enviada que atendeu aos critérios de controle de qualidade

24 de agosto de 2026

Última verificação

1 de agosto de 2026

Mais Informações

Termos relacionados a este estudo

Plano para dados de participantes individuais (IPD)

Planeja compartilhar dados de participantes individuais (IPD)?

NÃO

Informações sobre medicamentos e dispositivos, documentos de estudo

Estuda um medicamento regulamentado pela FDA dos EUA

Sim

Estuda um produto de dispositivo regulamentado pela FDA dos EUA

Não

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