Sebe-inspirovaný a přizpůsobený pohyb autismu s aplikací Phystic (STAMP)

PŘEDCHOZÍ VÝZKUM Autismus je souhrnný termín pro heterogenní skupinu neurologických postižení, která se projevují především ve formě přetrvávajících obtíží v sociální interakci a rigidních nebo opakujících se vzorců chování, aktivit a zájmů. Příčina autismu je multifaktoriální a výzkum ukázal, že existuje složitá interakce mezi genetikou a environmentálními faktory, když je stanoven problém klinických rozměrů. Přibližně 1 z 50 dětí je diagnostikováno s autismem a problémy se obvykle projevují v raném věku. Autismus lze často diagnostikovat ve věku 2–3 let, ačkoli někteří jsou diagnostikováni mnohem později. V mnoha částech světa prevalence autismu vzrostla, ale to je pravděpodobně způsobeno zvýšeným povědomím a změnami v diagnostických kritériích spíše než skutečným nárůstem incidence.

Děti s autismem mají také vyšší míru intelektuálního postižení, ADHD, úzkosti a epilepsie, což může někdy komplikovat jak diagnostiku, tak léčbu. Velká variabilita v tom, jak se autismus projevuje, vyžaduje individuální strategie v léčbě. V posledním desetiletí výzkum prokázal klíčovou roli fyzické aktivity ve vývoji psychického fungování a pohody u dětí a dospívajících obecně. Znalosti o tom, jak může fyzická aktivita zlepšit sociální, kognitivní a behaviorální výsledky u dětí a dospívajících s autismem, chybí, a zejména víme výrazně méně o malých dětech ve srovnání s mírně staršími dětmi a dospívajícími.

Ve dvou nedávno publikovaných meta-analýzách o významu fyzické aktivity pro děti s autismem Hassan et al. (2023) a Hynes et al. (2023) zdůrazňují skupinové cvičení jako zvláště prospěšné, ale jen velmi málo studií zkoumalo děti v mladších věkových skupinách. Existující studie poskytly předběžné důkazy o pozitivních účincích na pozornost, paměť, řešení problémů a kognitivní dovednosti, které jsou spojeny s motorickou funkcí. Ve studii z roku 2014 Sorensen et al. uvedli snížený výskyt výbuchů a rušivého chování po intervencích fyzické aktivity. Podobné výsledky také uvedli Liu et al., kteří zaznamenali zlepšenou regulaci emocí. Spojení se zlepšenou regulací emocí by mohlo být přispívajícím faktorem k tomu, že fyzická kondice je negativně spojena s rizikem vzniku úzkosti a deprese.

Navzdory vznikajícímu vědeckému porozumění důležitosti fyzického cvičení pro děti s autismem existuje několik důležitých mezer ve znalostech. Většina předchozích studií mísila děti různého věku, což znamená, že málo víme o fyzické aktivitě u malých dětí s autismem. Několik studií provedených u malých dětí s autismem nehodnotilo jasně definované intervence, které by mohly být použity jako klinické léčebné programy. Prospektivní studie 100 švýcarských dětí, které byly sledovány od předškolního věku do 2. třídy, prokázala, že strukturovaná fyzická aktivita měla jasný pozitivní vliv na motorický vývoj, zatímco nestrukturovaná fyzická aktivita takový účinek postrádala.

Klinicky důležitou mezerou ve znalostech je význam rodičů pro úroveň aktivity dětí a otázky týkající se toho, jak může být rodina zapojena do strukturovaných intervencí. Tento aspekt je důležitý, protože fyzická aktivita může vést k pozitivním dlouhodobým účinkům pouze tehdy, pokud je udržována i po období dohledovaného tréninku na klinice. Malé děti, u kterých byl právě diagnostikován autismus, mohou mít potíže prospívat v skupinovém kontextu, který zahrnuje gymnastiku, tanec a časné seznámení s různými sporty. Jinými slovy, motivační aspekty a metody založené na důkazech k překonání překážek každodenního pohybu jsou stejně důležité studovat jako účinky na příznaky, problémové chování a motorický a kognitivní vývoj.

CÍL Studie STAMP řeší několik těchto mezer ve znalostech studiem individuálně přizpůsobené intervence pro rodiči vedenou fyzickou aktivitu doma a studiem různých způsobů, jak motivovat děti k zapojení do každodenní fyzické aktivity. Konkrétněji studie STAMP si klade za cíl zjistit, zda jsou děti s autismem motivovány tím, že se vidí společně s fyzioterapeutem v nově vyvinuté mobilní aplikaci, a zda je proveditelné, aby rodiče vedli strukturovanou každodenní pohybovou hru po dobu 8 týdnů s digitální podporou zkušeného fyzioterapeuta.

VIZE A CÍLE Dlouhodobou vizí projektu je vyvinout a vyhodnotit způsob předepisování rodiči vedené každodenní fyzické aktivity dětem s různými typy neuropsychiatrických problémů v různém věku. První dílčí studie (STAMP) si klade za cíl otestovat proveditelnost nově vyvinuté technologie a vyhodnotit, zda mohou rodiče s podporou technologie a zdravotnických pracovníků převzít odpovědnost za to, aby každodenní cvičení probíhalo. Stručně řečeno, cílem studie STAMP je studovat aspekty motivace jak u rodičů, tak u dětí, a tím zmapovat proveditelnost nově vyvinuté e-health intervence.

VÝZKUMNÁ OTÁZKA Jsou děti s autismem motivovány k zapojení do fyzické aktivity tím, že se vidí sebe a svého fyzioterapeuta v mobilní aplikaci s rodiči vedeným tréninkem doma?

HYPOTÉZY

• Vidět sebe je zábavnější než vidět jiné děti, a stejně zábavné jako vidět králíky
• Vidět sebe a fyzioterapeuta se stává časem zajímavější
• Tréninkové sezení, která jsou vnímána jako zajímavá a dokončená, snižují riziko vynechání sezení následující den

NÁBOR ÚČASTNÍKŮ STUDIE Studie bude provedena v Dětském a mládežnickém rehabilitačním centru v Linköpingu s pomocí fyzioterapeuta, který pracuje s dětmi s autismem. Studie je omezena na děti s diagnózou autismu a věkem < 10 let. Nezáleží na tom, zda je diagnóza nová nebo existuje již nějakou dobu. Také nezáleží na tom, zda má dítě více diagnóz (např. ADHD, Lindrig IF, epilepsie). Z praktických důvodů je studie omezena na děti s autismem, které viděly nebo uvidí fyzioterapeuta kvůli například chůzi po špičkách, motorickým obtížím nebo koordinačním obtížím.

DESIGN STUDIE STAMP je otevřená intervenční studie s opakovaným křížovým designem

VELIKOST POPULACE Aby bylo možné generovat odpovědi na výzkumnou otázku studie a zároveň respektovat limity toho, co je rozumné ve studii proveditelnosti, výzkumný tým použije sekvenční monitorování primárního výsledného měření studie pomocí Bayesovského pravděpodobnostního výpočtu. Touto metodou lze minimalizovat riziko jak nadměrného, tak nedostatečného náboru.

PLÁN PROJEKTU Podzim 2024: Vývoj Jr funkcí v mobilní aplikaci Phystic, nahrávání instruktážních videí.

Jaro 2025: Aplikace EPM, zdokonalování technologie a dotazníku. Podzim 2025: Příprava náboru účastníků studie a sběru dat. Jaro 2026: Začátek náboru a sběru dat (monitorování předběžných výsledků) Podzim 2026: Pokračování v náboru a sběru dat (monitorování předběžných výsledků) Jaro 2027: Pokračování v náboru a sběru dat (monitorování předběžných výsledků) Podzim 2027: Dokončení sběru dat, analýza výsledků a kompilace. Jaro 2028: Zveřejnění zjištění studie ve vědecké publikaci atd.

SPRÁVA DAT Shromážděné dotazníky budou průběžně kódovány (výpočet celkového skóre). Odpovědi budou anonymizovány a převedeny do datového souboru, který je uložen na zabezpečeném serveru na LiU. Data z mobilní aplikace budou během studie uložena na vlastním zařízení uživatele a odeslána zašifrovaná a chráněná heslem do výzkumného počítače na LiU. Když účastníci studie ukončí svou účast, jejich data (nahrávané filmy, měření času do ztráty zájmu a odpovědi na otázky) budou automaticky smazána z jejich zařízení.

ANALÝZA DAT Shromážděná výzkumná data budou analyzována pomocí parametrických nebo neparametrických metod testování hypotéz, v závislosti na tom, zda se ukáže, že jsou normálně rozdělena nebo ne. K analýze průměrů a variability v měřeních (jak mezi jednotlivými účastníky, tak uvnitř nich) budou použity popisné statistiky.

Pro primární výsledné měření, čas do ztráty zájmu o tři filmy, budou data sestávat z opakovaných měření a spojité závislé proměnné (sekundy), a budeme chtít analyzovat jak účinek každého filmu, tak náhodnou variaci mezi různými účastníky. To znamená, že plánujeme použít tzv. lineární model se smíšenými efekty (LME) nebo lineární model s náhodnými efekty. Trendy a změny v čase, tj. který ze tří se stal méně nebo více zajímavým, budou analyzovány pomocí časových řad. Vztah mezi typem sezení (kategorická data) a rizikem poklesu motivace (vynechané sezení, binární výsledná proměnná) následující den bude analyzován pomocí logistické regrese.

Sekundární výsledná měření (pocit z cvičení, spánek, úzkost a spokojenost s životem u rodičů) budou hodnocena pomocí popisných statistik a jednoduchých porovnání průměrů (t-test nebo Wilcoxonův test součtu pořadí). Odpovědi rodičů na otevřené otázky o jejich zkušenostech s vedením domácího tréninku po dobu 8 týdnů budou systematicky analyzovány kvalitativní obsahovou analýzou [17]. Doplňkové analýzy s Bayesovskou statistikou budou použity k výpočtu pravděpodobnosti, že jakýkoli typ filmu vedl ke zvýšené motivaci k dokončení tréninkových sezení.

ETICKÉ ASPEKTY Předchozí výzkum ukázal, že strukturovaná fyzická aktivita pomáhá předškolním dětem rozvíjet motorické dovednosti bezpečným způsobem. Fyzická aktivita není nikdy zcela bez rizika, ale tréninková sezení v mobilní aplikaci jsou instruována fyzioterapeutem se zkušenostmi v instruování dětí s autismem, a používání mobilní aplikace je považováno za nižší riziko zranění než mnoho každodenních situací, jako je gymnastika v předškolním zařízení/škole nebo volná hra venku. Veškeré nakládání s osobními údaji bude provedeno v souladu s pravidly GDPR. Mobilní aplikace ukládá informace o uživatelských statistikách a registracích, které rodiče provádějí v souvislosti s tréninkovými sezeními a týdenními odpověďmi na otevřené otázky. V souvislosti se sběrem budou data anonymizována. Studie zahrnuje celkem asi 1–2 hodiny pro natáčení a sběr dat, které přesahují běžnou péči. Čas strávený na tréninku, který mají rodiče provádět doma pomocí mobilní aplikace, je stejný, jaký by jim byl předepsán prostřednictvím informačního listu, pokud by se nerozhodli účastnit studie. Rodiny si během studie mohou půjčit cvičební vybavení, které není součástí běžné péče. Celkově se posuzuje, že přínosy účasti na projektu daleko převažují nad riziky.

KLINICKÝ VÝZNAM Znalosti o významu fyzického cvičení pro rozvoj motorických, kognitivních a emocionálních dovedností u dětí s neuropsychiatrickým postižením se v posledních desetiletích zvýšily. Navzdory našim znalostem o možnostech stimulace pozitivního vývoje prostřednictvím specifického cvičení a fyzické aktivity není zdaleka všem dětem s autismem nabízen časný kontakt s fyzioterapeutem. Těm, kterým je kontakt nabídnut, je poskytnuta omezená intervence, která obvykle zahrnuje písemné rady o aktivitách a každodenní hře, které dítěti kladou nároky na jeho motorické dovednosti, a jednu nebo dvě následné návštěvy. Studie STAMP přispěje novými znalostmi o tom, jak nové technologie a nové přístupy mohou podpořit rodiče v udržování každodenní specifické fyzické aktivity. Přístup ve studii STAMP je založen na kombinaci pedagogických principů a alianci, která vzniká ve vztahu s rodinným fyzioterapeutem, který předepisuje cvičební program. Stručně řečeno, pozitivní výsledky studie by mohly vést k implementaci dále rozvinutých verzí jak technologie, tak intervence v péči o děti s neuropsychiatrickými problémy a dlouhodobě vést k tomu, že více dětí by mohlo mít lepší podmínky pro pozitivní vývoj.

VÝZKUMNÁ SKUPINA Oskar Lundgren* (Vedoucí projektu, odborný lékař v týmech pro dětskou neurologii a neurorehabilitaci US Lkpg) Emma Egelstig (Dětská fyzioterapeutka, HAB) Ellinor Nilsson (Fyzioterapeutka, Vedoucí výzkumu a vývoje HAB, doktorandka v oboru tréninku pro mladé lidi s IF) Rodica Schwarts (ST lékařka v dětské a dorostové neurologii a habilitaci) Benjamin Lassebo (Psycholog, doktorand v oboru psychologických intervencí pro děti s autismem)