Selv-inspireret & Tilpasset Autisme Bevægelse Med Phystic App (STAMP)

BAGGGRUND Autisme er en samlebetegnelse for en heterogen gruppe af neurologiske funktionsnedsættelser, der primært manifesterer sig i form af vedvarende vanskeligheder med social interaktion og stive eller gentagne adfærdsmønstre, aktiviteter og interesser. Årsagen til autisme er multifaktoriell, og forskning har vist, at der er en kompleks interaktion mellem genetik og miljøfaktorer, når et problem af kliniske dimensioner etableres. Cirka 1 ud af 50 børn diagnosticeres med autisme, og problemerne gør sig som regel kendt i en tidlig alder. Autisme kan ofte diagnosticeres i alderen 2-3 år, selvom nogle diagnosticeres meget senere. I mange dele af verden er forekomsten af autisme steget, men dette skyldes sandsynligvis øget opmærksomhed og ændringer i diagnostiske kriterier snarere end en reel stigning i incidens.

Børn med autisme har også en større grad af intellektuel funktionsnedsættelse, ADHD, angst og epilepsi, hvilket nogle gange kan komplicere både diagnose og behandling. Den store variation i, hvordan autisme udtrykkes, kræver individuelle strategier i behandlingen. I løbet af det sidste årti har forskning demonstreret den centrale rolle af fysisk aktivitet i udviklingen af psykologisk funktion og trivsel hos børn og unge generelt. Viden om, hvordan fysisk aktivitet kan forbedre sociale, kognitive og adfærdsmæssige resultater hos børn og unge med autisme, mangler, og især ved vi markant mindre om små børn sammenlignet med lidt ældre børn og unge.

I to nyligt publicerede metaanalyser om betydningen af fysisk aktivitet for børn med autisme fremhæver Hassan et al. (2023) og Hynes et al. (2023) gruppebaseret træning som særlig gavnlig, men meget få studier har undersøgt børn i yngre aldre. De eksisterende studier har genereret foreløbige beviser for positive effekter på opmærksomhed, hukommelse, problemløsning og kognitive færdigheder, der er knyttet til motorisk funktion. I et studie fra 2014 rapporterede Sørensen et al. reduceret forekomst af udbrud og forstyrrende adfærd efter fysiske aktivitetsinterventioner. Lignende resultater blev også rapporteret af Liu et al., som noterede forbedret følelsesregulering. Forbindelsen til forbedret følelsesregulering kan være en medvirkende faktor til, at fysisk formåen er negativt forbundet med risikoen for at udvikle angst og depression.

På trods af den spirende videnskabelige forståelse af vigtigheden af fysisk træning for børn med autisme, er der flere vigtige videnshuller. De fleste tidligere studier har blandet børn af forskellige aldre, hvilket betyder, at vi ved lidt om fysisk aktivitet hos små børn med autisme. De få studier, der er udført hos små børn med autisme, har ikke evalueret klart definerede interventioner, der kunne anvendes som kliniske behandlingsprogrammer. Et prospektivt studie af 100 schweiziske børn, der blev fulgt fra førskolealder til 2. klasse, demonstrerede, at struktureret fysisk aktivitet havde en klar positiv effekt på motorisk udvikling, mens ustruktureret fysisk aktivitet manglede sådan en effekt.

Et klinisk vigtigt videnshul er betydningen af forældre for børns aktivitetsniveauer og spørgsmål relateret til, hvordan familien kan involveres i strukturede interventioner. Dette aspekt er vigtigt, da fysisk aktivitet kun kan føre til positive langsigtede effekter, hvis den opretholdes også efter en periode med vejledt træning på en klinik. Små børn, der lige er blevet diagnosticeret med autisme, kan have svært ved at trives i gruppesammenhængen, som gymnastik, dans og tidlig introduktion til forskellige sportsgrene involverer. Med andre ord er motivationsaspekter og evidensbaserede metoder til at overvinde hindringer for daglig bevægelse lige så vigtige at studere som effekter på symptomer, problemadfærd samt motorisk og kognitiv udvikling.

FORMÅL STAMP-studiet adresserer flere af disse videnshuller ved at studere en individuel tilpasset intervention for forældrevejledt fysisk aktivitet derhjemme og ved at studere forskellige måder at motivere børn til at deltage i daglig fysisk aktivitet. Mere specifikt sigter STAMP-studiet mod at afgøre, om børn med autisme motiveres af at se sig selv sammen med en fysioterapeut i en nyudviklet mobilapplikation og om det er gennemførligt at have forældre til at lede et struktureret dagligt bevægelsesspil i 8 uger med digital støtte fra en erfaren fysioterapeut.

VISION & MÅL Projektets langsigtede vision er at udvikle og evaluere en måde at ordinere forældrevejledt daglig fysisk aktivitet til børn med forskellige typer af neuropsykiatriske problemer i forskellige aldre. Den første delundersøgelse (STAMP) har til formål at teste gennemførligheden af nyudviklet teknologi og evaluere, om forældre med støtte fra teknologien og sundhedspersonale kan tage ansvar for at få den daglige træning til at ske. Kort sagt er målet med STAMP-studiet at studere aspekter af motivation hos både forældre og børn og dermed kortlægge gennemførligheden af den nyudviklede e-sundhedsintervention.

FORSKNINGSSPØRGSMÅL Er børn med autisme motiverede til at deltage i fysisk aktivitet ved at se sig selv og deres fysioterapeut i en mobilapplikation med forældreledet træning derhjemme?

HYPOTESER

• Det er sjovere at se sig selv end at se andre børn og lige så sjovt som at se kaniner
• Det bliver mere interessant at se sig selv og fysioterapeuten over tid
• Træningssessioner, der opleves som interessante og fuldførte, reducerer risikoen for at springe sessioner over næste dag

REKRUTTERING AF STUDIEDELTAGERE Studiet vil blive gennemført på Børne- og Ungdomsrehabiliteringscentret i Linköping med hjælp fra en fysioterapeut, der arbejder med børn med autisme. Studiet er begrænset til børn med en diagnose på autisme og en alder < 10 år. Det betyder ikke noget, om diagnosen er ny eller har eksisteret i nogen tid. Det betyder heller ikke noget, om barnet har flere diagnoser (f.eks. ADHD, Lindrig IF, epilepsi). Af praktiske årsager er studiet begrænset til børn med autisme, der har set, eller skal se, en fysioterapeut på grund af f.eks. tågang, motoriske vanskeligheder eller koordinationsvanskeligheder.

STUDIEDESIGN STAMP er en åben interventionsundersøgelse med et gentaget crossover-design

STØRRELSE PÅ POPULATION For både at generere svar på undersøgelsens forskningsspørgsmål og samtidig respektere grænserne for, hvad der er rimeligt i en gennemførlighedsundersøgelse, vil forskningsteamet anvende en sekventiel overvågning af undersøgelsens primære effektmål ved hjælp af Bayesiansk sandsynlighedsberegning. Med denne metode kan risikoen for både over- og underrekruttering minimeres.

PROJEKTPLAN Efterår 2024: Udvikling af Jr-funktioner i Phystic-mobilappen, optagelse af instruktionsvideoer.

Forår 2025: EPM-ansøgning, forfinelse af teknologi og spørgeskema. Efterår 2025: Forberedelse af rekruttering af studiedeltagere og dataindsamling. Forår 2026: Start på rekruttering og dataindsamling (overvågning af foreløbige resultater) Efterår 2026: Fortsat rekruttering og dataindsamling (overvågning af foreløbige resultater) Forår 2027: Fortsat rekruttering og dataindsamling (overvågning af foreløbige resultater) Efterår 2027: Afslutning af dataindsamling, analyse af resultater og sammenskrivning. Forår 2028: Rapportering af undersøgelsens resultater i en videnskabelig publikation osv.

DATAHÅNDTERING Spørgeskemaer, der indsamles, vil løbende kodes (beregning af totalscore). Svarene vil blive anonymiseret og overført til en datafil, der opbevares på en sikker server på LiU. Data fra mobilappen vil blive gemt på brugerens egen enhed i undersøgelsesperioden og sendt krypteret og adgangskodebeskyttet til en forskningscomputer på LiU. Når studiedeltagere afslutter deres deltagelse, vil deres data (optagne film, målinger af tid til tab af interesse og svar på spørgsmål) automatisk blive slettet fra deres enheder.

DATAANALYSE Indsamlede forskningsdata vil blive analyseret ved hjælp af parametriske eller ikke-parametriske hypotesetestningsmetoder afhængigt af, om de er normalfordelte eller ej. Beskrivende statistik vil blive brugt til at analysere middelværdier og variabilitet i målinger (både mellem og inden for individuelle deltagere).

For det primære effektmål, tid til tab af interesse for de tre film, vil data bestå af gentagne målinger og en kontinuert afhængig variabel (sekunder), og vi vil ønske at analysere både effekten af hver film og den tilfældige variation mellem forskellige deltagere. Dette betyder, at vi planlægger at bruge en såkaldt lineær mixed-effect model (LME) eller lineær model med tilfældige effekter. Trends og ændring over tid, dvs. hvilken af de tre blev mindre eller mere interessant, vil blive analyseret med tidsserier. Forholdet mellem sessionstype (kategoriske data) og risikoen for faldende motivation (oversprunget session, en binær resultatvariabel) næste dag vil blive analyseret med logistisk regression.

De sekundære effektmål (træningsglæde, søvn, angst og livstilfredshed hos forældre) vil blive evalueret med beskrivende statistik og simple sammenligninger af middelværdier (t-test eller Wilcoxons rangsumtest). Forældrenes svar på de åbne spørgsmål om deres oplevelser af at lede hjemmetræningen i 8 uger vil blive analyseret systematisk med kvalitativ indholdsanalyse [17]. Komplementære analyser med Bayesiansk statistik vil blive brugt til at beregne sandsynligheden for, at enhver type film resulterede i øget motivation til at fuldføre træningssessionerne.

ETISKE ASPEKTER Tidligere forskning har vist, at struktureret fysisk aktivitet hjælper førskolebørn med at udvikle motoriske færdigheder på en sikker måde. Fysisk aktivitet er aldrig helt risikofri, men træningssessionerne i mobilappen instrueres af en fysioterapeut med erfaring i at instruere børn med autisme, og brugen af mobilappen anses for at udgøre en lavere risiko for skader end mange hverdagsituationer, såsom gymnastik i børnehave/skole eller frit leg udendørs. Al håndtering af personoplysninger vil blive udført i overensstemmelse med GDPR's regler. Mobilapplikationen gemmer information om brugerstatistik og de registreringer, forældre foretager i forbindelse med træningssessionerne og ugentlige svar på åbne spørgsmål. I forbindelse med indsamlingen vil data blive anonymiseret. Studiet involverer i alt omkring 1-2 timer til filmning og dataindsamling, der går ud over den sædvanlige pleje. Den tid, der bruges på træningen, som forældrene forventes at udføre derhjemme ved hjælp af mobilappen, er den samme, som de ville have fået ordineret via et informationsblad, hvis de ikke havde valgt at deltage i undersøgelsen. Familier må låne træningsudstyr i undersøgelsesperioden, der ikke er en del af den sædvanlige pleje. Samlet set vurderes fordelene ved at deltage i projektet at langt opveje risiciene.

KLINISK SIGNIFIKANS Viden om betydningen af fysisk træning for udviklingen af motoriske, kognitive og følelsesmæssige færdigheder hos børn med neuropsykiatriske funktionsnedsættelser er steget i de seneste årtier. På trods af vores viden om mulighederne for at stimulere positiv udvikling gennem specifik træning og fysisk aktivitet, er langt fra alle børn med autisme tilbudt tidlig kontakt med en fysioterapeut. De, der tilbydes kontakt, modtager en begrænset intervention, der normalt inkluderer skriftlige råd om aktiviteter og hverdagsleg, der udfordrer barnets motoriske færdigheder, og et eller to opfølgende besøg. STAMP-studiet vil bidrage med ny viden om, hvordan ny teknologi og nye tilgange kan støtte forældre i at opretholde daglig specifik fysisk aktivitet. Tilgangen i STAMP-studiet er baseret på en kombination af pædagogiske principper og den alliance, der opstår i forholdet til familiens fysioterapeut, der ordinerer træningsprogrammet. Kort sagt kunne positive resultater fra studiet føre til implementering af yderligere udviklede versioner af både teknologi og intervention i plejen af børn med neuropsykiatriske problemer og på lang sigt føre til, at flere børn kan få bedre betingelser for positiv udvikling.

FORSKNINGSGRUPPE Oskar Lundgren* (Projektleder, Overlæge i teams for børneneurologi og neurorehabilitering US Lkpg) Emma Egelstig (Børnefysioterapeut, HAB) Ellinor Nilsson (Fysioterapeut, F&U-leder HAB, ph.d.-studerende i faget træning for unge med IF) Rodica Schwarts (ST-læge i Børne- og Ungdomsneurologi og Habilitering) Benjamin Lassebo (Psykolog, ph.d.-studerende i faget psykologiske interventioner for børn med autisme)