- ICH GCP
- US Clinical Trials Registry
- Klinisk forsøg NCT02228460
Evaluer sikkerhed, farmakodynamik, farmakokinetik og udforskningseffektivitet af GZ/SAR402671 hos behandlingsnaive voksne mandlige patienter med Fabrys sygdom
Et fase 2-studie til evaluering af sikkerhed, farmakodynamik, farmakokinetik og udforskningseffektivitet af GZ/SAR402671 i enzymerstatningsterapi (ERT) behandlingsnaive voksne mandlige patienter diagnosticeret med Fabrys sygdom
Primært mål:
For at vurdere sikkerheden, farmakokinetik (PK), farmakodynamik (PD) og udforskningseffektivitet af GZ/SAR402671 i behandlingsnaive voksne mandlige deltagere med enzymerstatningsterapi diagnosticeret med Fabrys sygdom.
Studieoversigt
Detaljeret beskrivelse
Undersøgelsestype
Tilmelding (Faktiske)
Fase
- Fase 2
Kontakter og lokationer
Studiesteder
-
-
-
Moscow, Den Russiske Føderation, 125167
- Investigational Site Number 643002
-
-
-
-
-
Birmingham, Det Forenede Kongerige, B15 2TH
- Investigational Site Number 826003
-
Cambridge, Det Forenede Kongerige, CB2 OQQ
- Investigational Site Number 826002
-
-
-
-
Georgia
-
Atlanta, Georgia, Forenede Stater, 30322
- Investigational Site Number 840002
-
-
Ohio
-
Cincinnati, Ohio, Forenede Stater, 45229
- Investigational Site Number 840003
-
-
Virginia
-
Fairfax, Virginia, Forenede Stater, 22030
- Investigational Site Number 840001
-
-
-
-
-
Garches, Frankrig, 92380
- Investigational Site Number 250001
-
-
-
-
-
Warszawa, Polen, 04-730
- Investigational Site Number 616001
-
-
Deltagelseskriterier
Berettigelseskriterier
Aldre berettiget til at studere
Tager imod sunde frivillige
Køn, der er berettiget til at studere
Beskrivelse
Inklusionskriterier:
- Deltageren var større end lig med (>=) 18 år og under (<) 50 år.
- Deltageren var mand.
- Deltageren havde givet et underskrevet informeret samtykke.
- Deltageren havde en bekræftet diagnose af Fabrys sygdom som dokumenteret ved leukocyt α-Galactosidase A (αGAL) aktivitet på <4 nanomol/time/milligram (nmol/time/mg) leukocyt (foretrukken analyse; resultater fra et centralt laboratorium) eller plasma αGAL <1,5 nanomol/time/milliliter (nmol/time/ml) (resultater fra et centralt laboratorium).
- Deltageren havde en plasma globotriaosylsphingosin (lyso-GL3) >=65 nanogram pr. milliliter (ng/ml).
- Deltageren var aldrig blevet behandlet med en Fabry sygdomsspecifik behandling.
- Hvis deltageren var på renin-angiotensin-aldosteron system (RAAS)-blokkere og antidepressiva, skal dosis være stabil (dvs. ordineret dosis og hyppighed) i mindst de umiddelbare 3 måneder før screening.
Eksklusionskriterier:
- Deltageren havde en estimeret glomerulær filtrationshastighed (eGFR) <60 ml/min/1,73 m^2 ved hjælp af Chronic Kidney Disease Epidemiology Collaboration (CKD-EPI).
- Deltageren havde et median urinprotein/kreatinin-forhold (PCR) >=0,5 gram pr. gram (g/g) (median af 3 urinopsamlinger natten over. Indsamling af hver af de 3 prøver skal ske mellem 4 og 7 dage efter hinanden, og alle prøver skal indsamles inden for en 15 dages periode). Alle 3 prøver skal indsamles uanset de tilgængelige resultater og resultater før dag 1.
- Deltageren havde gennemgået en nyretransplantation.
- Deltageren havde enten aktiv eller en historie med klinisk signifikant organisk sygdom (med undtagelse af symptomerne relateret til Fabrys sygdom), inklusive klinisk signifikant kardiovaskulær, hepatisk, lunge-, hæmatologisk, neurologisk eller nyresygdom eller anden medicinsk tilstand, alvorlig inter- aktuel sygdom eller formildende omstændigheder, der efter efterforskerens opfattelse vil udelukke deltagelse i retssagen.
- Deltageren havde unormal leverfunktion (serum total bilirubin > den øvre grænse for normal, eller serum alanin aminotransferase ([ALT] og aspartat aminotransferase [AST] > 2,0 gange den øvre grænse for normal).
- Deltageren havde ifølge Verdenssundhedsorganisationen (WHO) klassificering af en kortikal katarakt (COR) > en fjerdedel af linsens omkreds (Grade COR-2) eller en posterior subcapsular cataract (PSC) >2 millimeter (mm) (Grade PSC) -2). Deltagere med nuklear grå stær blev ikke udelukket.
- Deltageren modtog i øjeblikket potentielt kataraktogen medicin.
- Deltageren havde modtaget stærke eller moderate inducere eller hæmmere af Cytochrom P450 3A4 (CYP3A4) i henhold til Food and Drug Administration (FDA) klassificering inden for 14 dage før indskrivning eller inden for 5 gange eliminationshalveringstiden eller PD-halveringstiden for medicinen. alt efter hvad der er længst.
- Deltageren var planlagt til indlæggelse på hospital, inklusive elektiv kirurgi, under undersøgelsen.
- Deltageren havde et positivt resultat på en af følgende tests: hepatitis B overfladeantigen (HBsAg), anti-hepatitis C virus (anti-HCV) antistoffer, anti-human immundefekt virus 1 og 2 antistoffer (anti-HIV1 og anti-HIV2 Ab). Deltagere med en positiv hepatitis B overfladeantistof (HBsAb) test med en historie med tidligere hepatitis B immunisering var kvalificerede, hvis andre kriterier opfyldte (dvs. negative tests for: HBsAg, hepatitis B kerne antistof [HBcAb] og hepatitis C virus antistof [HCVAb] ]).
- Deltageren havde deltaget i en undersøgelse, der involverede et forsøgslægemiddel inden for de sidste 30 dage efter starten af forsøget.
- Deltageren var uvillig til at overholde kravene i protokollen.
- Deltageren var en seksuelt aktiv mand, som ikke var villig til at bruge 2 former for prævention inklusive en barrieremetode under undersøgelsen indtil 6 uger efter den sidste behandling med forsøgslægemiddel (IMP).
- Deltageren havde en historie eller igangværende klinisk signifikant hjertearytmi, defineret som enten atrieflimren, vedvarende eller ikke-vedvarende ventrikulær takykardi.
- Deltageren havde nogen kontraindikation for magnetisk resonansbilleddannelse (MRI).
Deltageren havde et af følgende udelukkelseskriterier for centralnervesystemet:
- Akut slagtilfælde inden for 3 måneder efter screeningsbesøget.
- Historie om anfald.
Ovenstående information er ikke beregnet til at indeholde alle overvejelser, der er relevante for en deltagers potentielle deltagelse i et klinisk forsøg.
Studieplan
Hvordan er undersøgelsen tilrettelagt?
Design detaljer
- Primært formål: Behandling
- Tildeling: N/A
- Interventionel model: Enkelt gruppeopgave
- Maskning: Ingen (Åben etiket)
Våben og indgreb
Deltagergruppe / Arm |
Intervention / Behandling |
|---|---|
|
Eksperimentel: GZ/SAR402671
GZ/SAR402671 15 milligram (mg) én gang dagligt oralt i 26 uger.
|
Farmaceutisk form: Kapsel; Administrationsvej: Oral
|
Hvad måler undersøgelsen?
Primære resultatmål
Resultatmål |
Foranstaltningsbeskrivelse |
Tidsramme |
|---|---|---|
|
Ændring fra baseline i uge 26 i Skin Globotriaosylceramid (GL-3)-score i overfladisk hudkapillærendotel: Antal deltagere i kategorier af skift i GL-3-score fra baseline til uge 26
Tidsramme: Baseline, uge 26
|
Hudbiopsier taget ved baseline og uge 26 blev analyseret for cellulær GL-3-akkumulering (inklusioner) ved lysmikroskopi.
Tre uafhængige patologer evaluerede hver biopsi ved hjælp af en inklusionssværhedsgrad på 0 (ingen/spor), 1 (mild), 2 (moderat) og 3 (alvorlig), hvor højere score indikerede en mere alvorlig tilstand.
En enkelt score pr. deltager pr. tidspunkt blev udledt ved at tage scoren vurderet af et flertal af patologerne; hvis en majoritetsscore ikke kunne udledes, blev medianscoren brugt.
Data blev opsummeret og rapporteret i form af antal deltagere med skift fra baseline GL-3 score til uge 26 GL-3 score.
Enhver skiftkategori af Baseline-score/Uge 26-score, der ikke blev observeret, rapporteres ikke.
Skift til lavere score fra baseline til uge 26 indikerer mindre alvorlig tilstand i uge 26.
|
Baseline, uge 26
|
|
Gennemsnitlig ændring fra baseline i uge 26 i hud GL-3-score i overfladisk hudkapillærendotel
Tidsramme: Baseline, uge 26
|
Hudbiopsier taget ved baseline og uge 26 blev analyseret for cellulær GL-3-akkumulering (inklusioner) ved lysmikroskopi.
Tre uafhængige patologer evaluerede hver biopsi ved hjælp af en inklusionssværhedsgrad på 0 (ingen/spor), 1 (mild), 2 (moderat) og 3 (alvorlig), hvor højere score indikerede en mere alvorlig tilstand.
En enkelt score pr. deltager pr. tidspunkt blev udledt ved at tage scoren vurderet af et flertal af patologerne; hvis en majoritetsscore ikke kunne udledes, blev medianscoren brugt.
Ændring fra baseline i GL-3-score blev opnået ved at trække basislinjeværdi fra post-baselineværdi i uge 26.
En negativ ændring fra baseline indikerer mindre alvorlig tilstand i uge 26.
|
Baseline, uge 26
|
Sekundære resultatmål
Resultatmål |
Foranstaltningsbeskrivelse |
Tidsramme |
|---|---|---|
|
Ændring fra baseline i Plasma GL-3-koncentration i uge 26
Tidsramme: Baseline, uge 26
|
Ændring fra baseline i plasma GL-3 blev opnået ved at subtrahere baseline værdi fra post-baseline værdi i uge 26.
Koncentration af GL-3 i plasma blev bestemt ved hjælp af en valideret væskekromatografi tandem massespektrometri (LC-MS/MS) metode.
|
Baseline, uge 26
|
|
Ændring fra baseline i plasma Lyso Globotriaosylceramid (Lyso-GL-3) koncentration i uge 26
Tidsramme: Baseline, uge 26
|
Ændring fra baseline i plasma Lyso-GL-3 blev opnået ved at subtrahere baseline værdi fra post-baseline værdi i uge 26.
Koncentration af lyso-GL-3 i plasma blev bestemt ved hjælp af en valideret LC-MS/MS-metode.
|
Baseline, uge 26
|
|
Ændring fra baseline i plasma glucosylceramid (GL-1) koncentration i uge 26
Tidsramme: Baseline, uge 26
|
Ændring fra baseline i plasma GL-1 blev opnået ved at subtrahere baseline værdi fra post-baseline værdi i uge 26.
Koncentrationen af GL-1 i plasma blev bestemt ved hjælp af en valideret LC-MS/MS-metode.
|
Baseline, uge 26
|
|
Ændring fra baseline i uge 26 i hud GL-3 score i dybe kar endotelceller: Antal deltagere i kategorier af skift i GL-3 score fra baseline til uge 26
Tidsramme: Baseline, uge 26
|
Hudbiopsier taget ved baseline og uge 26 blev analyseret for cellulær GL-3-akkumulering (inklusioner) ved lysmikroskopi.
Tre uafhængige patologer evaluerede hver biopsi ved hjælp af en inklusionssværhedsgrad på 0 (ingen/spor), 1 (mild), 2 (moderat) og 3 (alvorlig), hvor højere score indikerede en mere alvorlig tilstand.
En enkelt score pr. deltager pr. tidspunkt blev udledt ved at tage scoren vurderet af et flertal af patologerne; hvis en majoritetsscore ikke kunne udledes, blev medianscoren brugt.
Data blev opsummeret og rapporteret i form af antal deltagere med skift fra baseline GL-3 score til uge 26 GL-3 score.
Enhver skiftkategori af Baseline-score/Uge 26-score, der ikke blev observeret, rapporteres ikke.
Skift til lavere score fra baseline til uge 26 indikerer mindre alvorlig tilstand i uge 26.
|
Baseline, uge 26
|
|
Ændring fra baseline i uge 26 i hud GL-3-score i dybe kar Glatte muskelceller: Antal deltagere i kategorier af skift i GL-3-score fra baseline til uge 26
Tidsramme: Baseline, uge 26
|
Hudbiopsier taget ved baseline og uge 26 blev analyseret for cellulær GL-3-akkumulering (inklusioner) ved lysmikroskopi.
Tre uafhængige patologer evaluerede hver biopsi ved hjælp af en inklusionssværhedsgrad på 0 (ingen/spor), 1 (mild), 2 (moderat) og 3 (alvorlig), hvor højere score indikerede en mere alvorlig tilstand.
En enkelt score pr. deltager pr. tidspunkt blev udledt ved at tage scoren vurderet af et flertal af patologerne; hvis en majoritetsscore ikke kunne udledes, blev medianscoren brugt.
Data blev opsummeret og rapporteret i form af antal deltagere med skift fra baseline GL-3 score til uge 26 GL-3 score.
Enhver skiftkategori af Baseline-score/Uge 26-score, der ikke blev observeret, rapporteres ikke.
Skift til lavere score fra baseline til uge 26 indikerer mindre alvorlig tilstand i uge 26.
|
Baseline, uge 26
|
|
Ændring fra baseline i uge 26 i hud GL-3-score i perineuriumceller: Antal deltagere i kategorier af skift i GL-3-score fra baseline til uge 26
Tidsramme: Baseline, uge 26
|
Hudbiopsier taget ved baseline og uge 26 blev analyseret for cellulær GL-3-akkumulering (inklusioner) ved lysmikroskopi.
Tre uafhængige patologer evaluerede hver biopsi ved hjælp af en inklusionssværhedsgrad på 0 (ingen/spor), 1 (mild), 2 (moderat) og 3 (alvorlig), hvor højere score indikerede en mere alvorlig tilstand.
En enkelt score pr. deltager pr. tidspunkt blev udledt ved at tage scoren vurderet af et flertal af patologerne; hvis en majoritetsscore ikke kunne udledes, blev medianscoren brugt.
Data blev opsummeret og rapporteret i form af antal deltagere med skift fra baseline GL-3 score til uge 26 GL-3 score.
Enhver skiftkategori af Baseline-score/Uge 26-score, der ikke blev observeret, rapporteres ikke.
Skift til lavere score fra baseline til uge 26 indikerer mindre alvorlig tilstand i uge 26.
|
Baseline, uge 26
|
|
Ændring fra baseline i Urin Globotriaosylceramid (GL-3) koncentration i uge 26
Tidsramme: Baseline, uge 26
|
Ændring fra baseline i urin GL-3 blev opnået ved at trække baseline værdi fra post-baseline værdi i uge 26.
Koncentrationen af GL-3 i urinen blev bestemt ved hjælp af en valideret LC-MS/MS-metode.
|
Baseline, uge 26
|
|
Antal deltagere med akutte behandlingshændelser (TEAE'er)
Tidsramme: Fra baseline op til 212 dage
|
Enhver uheldig medicinsk hændelse hos en deltager, der modtog undersøgelseslægemidlet, blev betragtet som en bivirkning (AE) uden hensyntagen til muligheden for årsagssammenhæng med denne behandling.
TEAE'er blev defineret som AE'er, der udviklede sig eller forværredes i løbet af behandlingsperioden (perioden fra den første administration af undersøgelseslægemidlet til den sidste administration af undersøgelseslægemidlet plus 30 dage eller slutningen af undersøgelsesdeltagelsen for deltageren, alt efter hvad der indtræffer først).
|
Fra baseline op til 212 dage
|
|
Farmakokinetik (PK): Maksimal plasmalægemiddelkoncentration (Cmax) af GZ/SAR402671
Tidsramme: Dag 1 (før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis); Dag 182 (før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis)
|
Maksimal plasmakoncentration observeret for undersøgelseslægemidlet blev rapporteret.
|
Dag 1 (før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis); Dag 182 (før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis)
|
|
PK: Plasma Trough Concentration (Ctrough) af GZ/SAR402671
Tidsramme: Foruddosis på dag 14, 28, 56, 84, 126 og 182
|
Ctrough blev defineret som plasmakoncentrationen af undersøgelseslægemidlet observeret lige før behandlingsadministration under gentagen dosering.
|
Foruddosis på dag 14, 28, 56, 84, 126 og 182
|
|
PK: Tid til at nå maksimal plasmalægemiddelkoncentration (Tmax) på GZ/SAR402671
Tidsramme: Dag 1 (før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis); Dag 182 (før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis)
|
Tmax blev defineret som tid til at nå maksimal plasmakoncentration af undersøgelseslægemidlet.
|
Dag 1 (før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis); Dag 182 (før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis)
|
|
PK: Område under plasmakoncentration versus tid kurve fra 0 til 24 timer (AUC0-24) af GZ/SAR402671
Tidsramme: Dag 1 (før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis); Dag 182 (før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis)
|
Arealet under plasmakoncentrationen versus tidskurven for undersøgelseslægemidlet fra tiden 0 til 24 timer (AUC0-24) blev beregnet ved anvendelse af den trapezformede metode over doseringsintervallet.
|
Dag 1 (før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis); Dag 182 (før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis)
|
|
PK: Terminal halveringstid (t1/2z) for GZ/SAR402671
Tidsramme: Dag 1 (før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis); Dag 182 (før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis)
|
Plasma t1/2z var den tid, der blev målt, før plasmakoncentrationen af lægemidlet faldt med det halve.
t1/2z blev estimeret baseret på 24-timers post-dosis PK.
|
Dag 1 (før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis); Dag 182 (før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis)
|
|
PK: Tilsyneladende total krops clearance af GZ/SAR402671 ved stabil tilstand (CLss/F)
Tidsramme: Før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis på dag 182
|
Tilsyneladende total kropsclearance ved steady state var et kvantitativt mål for hastigheden af clearance af lægemidlet fra blodet efter oral administration, og er beskrevet i form af volumen af væske, der er fri for lægemidlet pr. tidsenhed (f.eks. ml/min).
|
Før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis på dag 182
|
|
PK: Tilsyneladende distributionsvolumen af GZ/SAR402671 (Vss/F) ved stabil tilstand
Tidsramme: Før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis på dag 182
|
Fordelingsvolumen ved steady state blev defineret som det teoretiske volumen, hvori den samlede mængde lægemiddel skulle fordeles ensartet for at producere den ønskede plasmakoncentration af lægemidlet.
|
Før dosis og 1, 2, 4, 8 og 24 timer efter dosis på dag 182
|
|
PK: Kumuleret mængde af GZ/SAR402671 udskilt i urin fra 0 til 24 timer (Ae0-24)
Tidsramme: 0-24 timer på dag 182
|
Ae0-24 var den kumulerede mængde af undersøgelseslægemiddel udskilt i urinen i tidsintervallet 0 til 24 timer.
|
0-24 timer på dag 182
|
|
PK: Procentdel af dosis af GZ/SAR402671 udskilt i urin fra 0 til 24 timer (fe0-24)
Tidsramme: 0-24 timer på dag 182
|
fe0-24 var den del af dosis, der blev udskilt i urinen i tidsintervallet på 0 til 24 timer.
|
0-24 timer på dag 182
|
|
PK: Renal Clearance (CLR) af GZ/SAR402671 Fra 0 til 24 timer
Tidsramme: 0-24 timer på dag 182
|
CLR blev beregnet ved at dividere den kumulative mængde af lægemiddel udskilt i urinen under doseringsintervallet på 0-24 timer med areal under plasmalægemiddelkoncentrationens tidskurve i løbet af doseringsintervallet på 0-24 timer.
|
0-24 timer på dag 182
|
Samarbejdspartnere og efterforskere
Sponsor
Datoer for undersøgelser
Studer store datoer
Studiestart (Faktiske)
Primær færdiggørelse (Faktiske)
Studieafslutning (Faktiske)
Datoer for studieregistrering
Først indsendt
Først indsendt, der opfyldte QC-kriterier
Først opslået (Skøn)
Opdateringer af undersøgelsesjournaler
Sidste opdatering sendt (Faktiske)
Sidste opdatering indsendt, der opfyldte kvalitetskontrolkriterier
Sidst verificeret
Mere information
Begreber relateret til denne undersøgelse
Nøgleord
Yderligere relevante MeSH-vilkår
- Hjerte-kar-sygdomme
- Karsygdomme
- Metaboliske sygdomme
- Cerebrovaskulære lidelser
- Hjernesygdomme
- Sygdomme i centralnervesystemet
- Sygdomme i nervesystemet
- Genetiske sygdomme, medfødte
- Genetiske sygdomme, X-forbundet
- Metabolisme, medfødte fejl
- Lysosomale opbevaringssygdomme
- Lipidmetabolismeforstyrrelser
- Hjernesygdomme, metaboliske
- Hjernesygdomme, metaboliske, medfødte
- Sphingolipidoser
- Lysosomale opbevaringssygdomme, nervesystemet
- Cerebrale småkarsygdomme
- Lipidoser
- Lipidmetabolisme, medfødte fejl
- Fabrys sygdom
Andre undersøgelses-id-numre
- ACT13739
- 2013-005324-41
- U1111-1152-1456 (Anden identifikator: UTN)
Lægemiddel- og udstyrsoplysninger, undersøgelsesdokumenter
Studerer et amerikansk FDA-reguleret lægemiddelprodukt
Studerer et amerikansk FDA-reguleret enhedsprodukt
Disse oplysninger blev hentet direkte fra webstedet clinicaltrials.gov uden ændringer. Hvis du har nogen anmodninger om at ændre, fjerne eller opdatere dine undersøgelsesoplysninger, bedes du kontakte register@clinicaltrials.gov. Så snart en ændring er implementeret på clinicaltrials.gov, vil denne også blive opdateret automatisk på vores hjemmeside .