- ICH GCP
- Registro degli studi clinici negli Stati Uniti
- Sperimentazione clinica NCT02964884
Interventi per le disabilità di lettura in NF1
Neurobiologia e trattamento della disabilità della lettura nella NF1
Panoramica dello studio
Stato
Descrizione dettagliata
La neurofibromitosi di tipo 1 (NF1) è una comune sindrome neurocutanea autosomica dominante. La preoccupazione più comune di NF1 è la difficoltà di apprendimento (LD). Circa la metà dei bambini con NF1 ha LD, il più comune dei quali è la disabilità di lettura (RD). Lo scopo di questa ricerca è quello di ottenere una comprensione più profonda delle caratteristiche e del trattamento delle RD in NF1.
Lo sperimentatore valuterà quattro diversi gruppi (vedi elenco sotto) per determinare se ci sono esiti differenziali in questi gruppi di bambini con NF + RD. I primi due gruppi saranno composti da pazienti con NF1 e i secondi due gruppi saranno composti da partecipanti con RD ma senza NF1.
- Programma di tutoraggio della lettura e un farmaco chiamato Lovastatina (pazienti con NF1)
- Programma di tutoraggio della lettura e nessuna lovastatina (placebo) (pazienti NF1)
- Programma di tutoraggio della lettura (partecipanti RD)
- Altro tutoraggio accademico "Sham" (idoneo a ricevere tutoraggio di lettura dopo il completamento della partecipazione allo studio) (partecipanti RD)
Tipo di studio
Iscrizione (Stimato)
Fase
- Fase 2
Contatti e Sedi
Luoghi di studio
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Tennessee
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Nashville, Tennessee, Stati Uniti
- Vanderbilt University
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Criteri di partecipazione
Criteri di ammissibilità
Età idonea allo studio
Accetta volontari sani
Descrizione
Criterio di inclusione:
Questo studio sarà aperto a tutti gli anglofoni che soddisfano i criteri di ammissibilità indipendentemente da razza, sesso, minoranza o stato socioeconomico. I criteri di inclusione da soddisfare sono elencati di seguito:
- Persone di età compresa tra 8 e 20 anni (tutti i partecipanti)
- NF-1 documentato (solo pazienti con NF)
- Se femmina, il partecipante è post-menarca (solo pazienti con NF)
- Se maschio, il partecipante ha raggiunto la fase 2 di Tanner (solo pazienti con NF)
- Partecipante in grado di deglutire la capsula (solo pazienti NF, può essere confermato tramite test di deglutibilità, descritto di seguito)
- L'inglese del partecipante è sufficiente per la scuola (tutti i partecipanti)
- Il partecipante deve rispondere "sì" alla domanda A o rispondere "sì" ad almeno 2 domande per le domande B-D elencate di seguito:
A. A tuo figlio è mai stata diagnosticata una disabilità di lettura? B. Suo figlio ha avuto difficoltà a imparare a "sondare" le parole? C. Tu (genitore) ti sei mai preoccupato della capacità di lettura di tuo figlio? D. La scuola o l'insegnante hanno mai espresso dubbi sulla capacità di lettura di tuo figlio? Valutazione della deglutibilità: potremmo chiedere ai pazienti di eseguire una valutazione della deglutibilità della capsula prima dell'arruolamento. Chiederemo ai soggetti di tentare di inghiottire una capsula vuota, corrispondente alla stessa dimensione delle capsule di Lovastatin 20mg e 40mg da utilizzare nello studio, per confermare la deglutibilità. Ai pazienti verranno fornite fino a 2 capsule secondo necessità per eseguire con successo la valutazione della deglutibilità. Se il paziente non è in grado di deglutire la capsula, l'arruolamento nello studio può essere rinviato o rifiutato.
Un bambino sarà escluso se soddisfa uno dei seguenti criteri, che saranno determinati dallo screening telefonico iniziale e dalla revisione della storia medica/dello sviluppo prima e durante il test:
- Bambino di età pari o inferiore a 7 anni;
- deficit visivo non correggibile noto;
- compromissione dell'udito documentata maggiore o uguale a una perdita di 25 dB;
- controindicazione medica alle procedure di risonanza magnetica (ad es. dispositivi metallici);
- qualsiasi disturbo psichiatrico, comportamentale o dello sviluppo che precluderebbe la partecipazione attiva a sessioni di tutoraggio approfondite
- Incinta al momento dello screening.
Condizioni note che sono controindicate a Lovastatin
- Ipersensibilità al farmaco
- Epilessia incontrollata
- Sindrome metabolica X, glicemia alta,
- Danni muscolari dovuti all'autoimmunità
- Ictus causato da emorragia cerebrale, perdita di memoria,
- Pressione sanguigna gravemente bassa
- Problemi al fegato inclusi test di funzionalità epatica anormali
- Insufficienza renale grave,
- Gravi danni muscolari che possono portare a insufficienza renale,
- Operazione recente o lesione significativa
- Dolore muscolare o dolorabilità con aumento della creatinina chinasi,
- Abitudine a bere troppo alcol
- Incinta o in allattamento. - La lovastatina è controindicata durante la gravidanza e durante l'allattamento perché riduce la sintesi del colesterolo e di altri prodotti della via di biosintesi del colesterolo che sono componenti essenziali per lo sviluppo fetale.
I bambini che soddisfano i criteri per ADHD, disturbo oppositivo provocatorio, disturbo dell'adattamento e/o depressione lieve saranno idonei a condizione che non assumano farmaci psicotropi, ad eccezione dei farmaci stimolanti per l'ADHD.
Solo per partecipanti pilota:
I criteri di inclusione/esclusione per i partecipanti al progetto pilota sono descritti di seguito. I bambini che soddisfano i criteri per ADHD, disturbo oppositivo provocatorio, disturbo dell'adattamento e/o depressione lieve saranno idonei a condizione che non assumano farmaci psicotropi, ad eccezione dei farmaci stimolanti per l'ADHD.
- Bambini di età compresa tra 8 e 17 anni
- Il partecipante è di madrelingua inglese
- Il partecipante deve rispondere "sì" alla domanda A o rispondere "sì" ad almeno 2 domande per le domande 2-4 elencate di seguito:
A. A tuo figlio è mai stata diagnosticata una disabilità di lettura? B. Suo figlio ha avuto difficoltà a imparare a "sondare" le parole? C. Tu (genitore) ti sei mai preoccupato della capacità di lettura di tuo figlio? D. La scuola o l'insegnante hanno mai espresso dubbi sulla capacità di lettura di tuo figlio?
Un bambino sarà escluso se soddisfa uno dei seguenti criteri, che saranno determinati dallo screening telefonico iniziale e dalla revisione della storia medica/dello sviluppo prima e durante il test:
- Bambini di età pari o inferiore a 7 anni
- precedente diagnosi di disabilità intellettiva;
- deficit visivo non correggibile noto;
- compromissione dell'udito documentata maggiore o uguale a una perdita di 25 dB;
- controindicazione medica alle procedure di risonanza magnetica (ad es. dispositivi metallici);
- QI noto inferiore a 70;
- un disturbo pervasivo dello sviluppo; e
- qualsiasi patologia neurologica nota, tra cui epilessia, spina bifida, paralisi cerebrale, lesioni cerebrali traumatiche, gliomi ottici e tumori cerebrali (diversi da UBO).
- Saranno esclusi anche i disturbi psichiatrici gravi in comorbidità.
Piano di studio
Come è strutturato lo studio?
Dettagli di progettazione
- Scopo principale: Trattamento
- Assegnazione: Randomizzato
- Modello interventistico: Assegnazione parallela
- Mascheramento: Triplicare
Armi e interventi
Gruppo di partecipanti / Arm |
Intervento / Trattamento |
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Comparatore attivo: NF1: Lovastatina + tutoraggio alla lettura
I partecipanti (pazienti NF-1) riceveranno 20 mg di Lovastatina al giorno per le prime due settimane, la dose verrà aumentata di 40 mg per le restanti 11 settimane. E una settimana di intervento intensivo di tutoraggio di lettura individuale |
Quelli nel gruppo Lovastatin riceveranno 20 mg di Lovastatin al giorno per le prime due settimane e 40 mg di Lovastatin al giorno a partire dalla settimana 3 fino alla settimana 11.
Dopo le prime 12 settimane di Lovastatin o placebo, i bambini torneranno per una settimana di intervento intensivo di tutoraggio individuale (lettura o simulazione; Visita 2)
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Comparatore placebo: NF1: Placebo + tutoraggio di lettura
I partecipanti (pazienti con NF-1) riceveranno placebo ogni giorno e una settimana di intervento intensivo di tutoraggio di lettura individuale
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Dopo le prime 12 settimane di Lovastatin o placebo, i bambini torneranno per una settimana di intervento intensivo di tutoraggio individuale (lettura o simulazione; Visita 2)
Quelli nel gruppo placebo riceveranno una compressa al giorno
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Comparatore placebo: RD: Tutoraggio della lettura
I partecipanti (partecipanti solo RD) riceveranno una settimana di intervento intensivo di tutoraggio di lettura individuale
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Dopo le prime 12 settimane di Lovastatin o placebo, i bambini torneranno per una settimana di intervento intensivo di tutoraggio individuale (lettura o simulazione; Visita 2)
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Comparatore fittizio: RD: Altro tutoraggio accademico (fittizio).
I partecipanti (partecipanti solo RD) riceveranno una settimana di intervento intensivo di tutoraggio individuale con un focus accademico diverso dalla lettura. Questi partecipanti avranno l'opportunità di ricevere tutoraggio di lettura al termine della partecipazione allo studio. |
Nessun tutoraggio di lettura (fittizio).
I bambini riceveranno un tutoraggio intensivo su un argomento diverso dalla lettura.
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Cosa sta misurando lo studio?
Misure di risultato primarie
Misura del risultato |
Misura Descrizione |
Lasso di tempo |
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Prove di successo di Woodcock Johnson IV
Lasso di tempo: 24 settimane
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Verranno somministrati i sottotest WJ-IV (Moduli A e B) Identificazione di parole di lettere, Attacco di parole e Comprensione di passaggi al fine di valutare l'accuratezza del riconoscimento delle parole, l'accuratezza della decodifica e la comprensione.
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24 settimane
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Test di padronanza della lettura della beccaccia-III
Lasso di tempo: 24 settimane
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(WRMT-III; moduli A e B); L'identificazione delle parole, l'attacco delle parole e la comprensione dei passaggi verranno somministrati per valutare l'accuratezza del riconoscimento delle parole, l'accuratezza della decodifica e la comprensione.
Il WRMT-III e il WJ-III sono correlati a .87 e a livello di item mostrano caratteristiche simili (ad esempio, contengono rispettivamente il 31% e il 34% di parole multisillabiche).
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24 settimane
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Test di efficienza nella lettura delle parole-2
Lasso di tempo: 24 settimane
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(TOWRE-2; Moduli A, B, C, D) L'efficienza delle parole a vista e la decodifica delle pseudoparole saranno utilizzate per valutare la velocità di lettura reale e delle pseudoparole.
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24 settimane
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Elenchi sperimentali di parole e pseudoparole
Lasso di tempo: 24 settimane
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Ad ogni visita verranno somministrati 2 elenchi di parole e 2 pseudoparole (20 parole ciascuno).
Gli elenchi di parole sono abbinati a caratteristiche rilevanti (ad es. frequenza, frequenza bigramma).
Gli elenchi di parole reali sono già stati sviluppati e testati e mostrano elevate intercorrelazioni (r = .87-.97).
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24 settimane
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Test di fluidità nella lettura contestuale silenziosa-2
Lasso di tempo: 24 settimane
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(TOSCRF-2; 91; Moduli A, B, C, D).
Questo test richiede l'identificazione di quante più parole possibili in 3 minuti all'interno di un contesto frase.
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24 settimane
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Test completo di elaborazione fonologica-2
Lasso di tempo: 24 settimane
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I sottotest di base CTOPP-2 saranno utilizzati per valutare l'elaborazione fonologica, un noto predittore della decodifica e del riconoscimento delle parole.
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24 settimane
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Sistema di funzioni esecutive Delis Kaplan
Lasso di tempo: 24 settimane
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L'ordinamento dal D-KEFS verrà utilizzato per valutare la pianificazione di livello superiore e le capacità di spostamento.
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24 settimane
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Apprendimento visuospaziale e memoria, Morris Water Maze
Lasso di tempo: 24 settimane
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Il bambino "salta" da una casella all'altra della griglia, ripetuta da vari punti di partenza.
Dopo essere atterrato sulla casella di destinazione, viene visualizzato un obiettivo divertente.
Viene misurato il numero di "salti" per raggiungere l'obiettivo.
Viene fornita una prova di controllo in cui non vi è alcun obiettivo.
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24 settimane
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Apprendimento visuospaziale e memoria, giudizio sull'orientamento della linea
Lasso di tempo: 24 settimane
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(JLO, Moduli J e H)98 richiede il giudizio delle relazioni spaziali tra due linee rispetto a un riferimento di un semicerchio simile a un goniometro di 11 linee.
L'investigatore creerà 4 moduli dai due già esistenti dividendo ogni test a metà selezionando ogni altro elemento, un metodo utilizzato da altri (Leach et al., 2003).
Questo ci permetterà di generare 4 diverse versioni del JLO.
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24 settimane
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Valutazione clinica dei fondamenti del linguaggio-Quinta edizione
Lasso di tempo: 24 settimane
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CELF-5 sarà utilizzato per valutare gli aspetti del linguaggio orale (ad esempio, sintassi, semantica e memoria di lavoro).
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24 settimane
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Collaboratori e investigatori
Sponsor
Collaboratori
Investigatori
- Investigatore principale: Laurie Cutting, PhD, Vanderbilt University Medical Center
- Direttore dello studio: Sheryl L. Rimrodt-Frierson, MD, Vanderbilt University Medical Center
Studiare le date dei record
Studia le date principali
Inizio studio (Effettivo)
Completamento primario (Stimato)
Completamento dello studio (Stimato)
Date di iscrizione allo studio
Primo inviato
Primo inviato che soddisfa i criteri di controllo qualità
Primo Inserito (Stimato)
Aggiornamenti dei record di studio
Ultimo aggiornamento pubblicato (Effettivo)
Ultimo aggiornamento inviato che soddisfa i criteri QC
Ultimo verificato
Maggiori informazioni
Termini relativi a questo studio
Termini MeSH pertinenti aggiuntivi
- Disturbo Specifico dell'Apprendimento
- Manifestazioni neurologiche
- Malattie del sistema nervoso
- Disordini mentali
- Neoplasie
- Malattie neuromuscolari
- Malattie genetiche, congenite
- Malattie del sistema nervoso periferico
- Neoplasie per tipo istologico
- Manifestazioni neurocomportamentali
- Malattie Neurodegenerative
- Disturbi del neurosviluppo
- Neoplasie, tessuto nervoso
- Malattie Eredodegenerative, Sistema Nervoso
- Neoplasie della guaina nervosa
- Sindromi neoplastiche, ereditarie
- Sindromi neurocutanee
- Disturbi della comunicazione
- Neurofibroma
- Disturbi del linguaggio
- Malattie e anomalie congenite, ereditarie e neonatali
- Condizioni patologiche, segni e sintomi
- Segni e sintomi
- Neurofibromatosi
- Neurofibromatosi 1
- Difficoltà di apprendimento
- Dislessia
- Prodotti chimici organici
- Idrocarburi
- Idrocarburi, ciclici
- Naftalene
- Idrocarburi policiclici aromatici
- Idrocarburi, aromatici
- Composti policiclici
- Lovastatina
Altri numeri di identificazione dello studio
- 161159
- 1R01HD089474-01 (Sovvenzione/contratto NIH degli Stati Uniti)
Piano per i dati dei singoli partecipanti (IPD)
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