Tato stránka byla automaticky přeložena a přesnost překladu není zaručena. Podívejte se prosím na anglická verze pro zdrojový text.

Studie účinnosti a bezpečnosti eliglustat tartrátu (Genz-112638) u pacientů s Gaucherovou chorobou typu 1

22. prosince 2016 aktualizováno: Genzyme, a Sanofi Company

Otevřená, multicentrická studie fáze 2 hodnotící účinnost, bezpečnost a farmakokinetiku Genz-112638 u pacientů s Gaucherovou chorobou typu 1

Gaucherova choroba je genetické onemocnění, které má za následek nedostatek enzymu kyselé beta-glukosidázy, známého také jako glukocerebrosidáza. Tento enzym je potřebný k trávení substrátu (lipidu) zvaného glukosylceramid a v menší míře glukosylsfingosinu. U účastníků s Gaucherovou chorobou vykazují játra, slezina, kostní dřeň a mozek zvýšení koncentrace lipidů, konkrétně v buňkách odvozených ze systému monocytů/makrofágů.

Eliglustat tartrát (Genz-112638) je perorální lék, který může regulovat proces Gaucherovy choroby snížením syntézy glukosylceramidu. Primárním cílem této studie je vyhodnotit účinnost, bezpečnost a farmakokinetiku (PK) eliglustat tartrátu, podávaného jako perorální dávka buď 50 miligramů (mg) dvakrát denně (BID) nebo 100 mg BID, mužům a ženám s Gaucherovou chorobou. onemocnění typu 1 po dobu 52 týdnů.

Přehled studie

Detailní popis

Tato studie se skládá z několika fází: screening (-28 až -1 den), úprava/léčba dávky (1. den [základní linie léčby] až 30. den), počáteční léčba v ustáleném stavu (po 30. dni až 52. týden po výchozím stavu) , období přerušení léčby (52. týden až přibližně 54. týden), dlouhodobá léčba v ustáleném stavu (přibližně 54. týden do dokončení studie) a bezpečnostní sledování (30 až 37 dní poté, co účastník odstoupí ze studie nebo ji dokončí) . Období primární analýzy je od výchozího stavu do 52. týdne. Období prodloužení je od 52. týdne do dokončení studie (to znamená, že účastník odstoupí, studie je ukončena, eliglustat tartrát se stane komerčně dostupným, případně byly splněny specifické regulační požadavky).

Typ studie

Intervenční

Zápis (Aktuální)

26

Fáze

  • Fáze 2

Kontakty a umístění

Tato část poskytuje kontaktní údaje pro ty, kteří studii provádějí, a informace o tom, kde se tato studie provádí.

Studijní místa

      • Buenos Aires, Argentina
      • Buenos Aires, Argentina
        • Hospital de Oncologia Maria Curie
      • Buenos Aires, Argentina
        • APRILLUS Asistencia e Investigacion
      • Buenos Aires, Argentina
        • IMAI
      • Buenos Aires, Argentina
        • Instituto Argentino de Diagnostico y Tratamiento (IADT)
      • Ciudad Autonoma de Buenos Aires, Argentina
        • Hospital Ramos Mejía
      • Milano, Itálie
        • Universita degli Studi di Milano
      • Haifa, Izrael
      • Haifa, Izrael
        • Rambam Medical Center
      • Jerusalem, Izrael
      • Jerusalem, Izrael
        • Sha'are Zedek Medical Centre
      • D.f., Mexiko
        • Instituto Mexicano del Seguro Social
      • Mexico City, Mexiko
      • Moscow, Ruská Federace
      • Moscow, Ruská Federace
        • Hematology Research Center of Ministry of Healthcare of the Russian Federation
    • New York
      • New York, New York, Spojené státy
      • New York, New York, Spojené státy
        • New York University

Kritéria účasti

Výzkumníci hledají lidi, kteří odpovídají určitému popisu, kterému se říká kritéria způsobilosti. Některé příklady těchto kritérií jsou celkový zdravotní stav osoby nebo předchozí léčba.

Kritéria způsobilosti

Věk způsobilý ke studiu

18 let až 65 let (Dospělý, Starší dospělý)

Přijímá zdravé dobrovolníky

Ne

Pohlaví způsobilá ke studiu

Všechno

Popis

Kritéria pro zařazení:

  • Účastník měl diagnózu Gaucherovy choroby typu I a zdokumentovaný nedostatek aktivity glukocerebrosidázy enzymovým testem a byl ochoten a schopen poskytnout písemný informovaný souhlas před zahájením jakýchkoli postupů souvisejících se studií;
  • Účastníkovi bylo v době zápisu 18 až 65 let a vážil mezi 50 a 120 kilogramy (kg);
  • Účastník měl následující příznaky Gaucherovy choroby zjištěné do 28 dnů od zařazení (při screeningu);

    • Anémie – indikována měřením hemoglobinu během fáze screeningu (8 až 10 gramů na decilitr (g/dl) u žen, 8 až 11 g/dl u mužů);
    • Trombocytopenie - indikována měřením počtu krevních destiček během fáze screeningu (60 000 až 100 000 na kubický milimetr);
    • Splenomegalie, jak je indikováno zobrazením magnetickou rezonancí (MRI) nebo spirální počítačovou tomografií (CT) (>= 10 násobků normálu);
  • Účastnice ve fertilním věku musí mít před podáním dávky zdokumentovaný negativní těhotenský test v séru. Ženy účastnící se studie souhlasily s použitím spolehlivé metody antikoncepce po celou dobu trvání studie.

Kritéria vyloučení:

  • Účastník měl částečnou nebo úplnou splenektomii nebo infarktové oblasti sleziny;
  • Účastník měl zdokumentované předchozí krvácení z varixů nebo infarktu jater;
  • Účastník dostal miglustat během 12 měsíců před zařazením do studie;
  • Účastník obdržel hodnocený produkt do 30 dnů před zařazením do studie;
  • Účastník měl neurologické nebo plicní postižení;
  • Účastník měl nové patologické postižení kosti nebo kostní krizi během 12 měsíců před zařazením;
  • Účastník byl závislý na transfuzi;
  • Účastník měl zdokumentovanou etiologii anémie způsobenou jinými příčinami než Gaucherovou chorobou;
  • Účastník měl srdeční funkční a/nebo anatomické abnormality, v anamnéze měl rakovinu nebo byl pozitivně testován na protilátky proti viru lidské imunodeficience (HIV) nebo hepatitidu;
  • Účastník měl klinicky významné onemocnění, jiné než Gaucherova choroba, včetně kardiovaskulárního, renálního, jaterního, gastrointestinálního, plicního, neurologického, endokrinního, metabolického nebo psychiatrického onemocnění, jiné zdravotní stavy nebo závažná interkurentní onemocnění, která podle názoru zkoušejícího: může znemožnit účast ve studii.

Studijní plán

Tato část poskytuje podrobnosti o studijním plánu, včetně toho, jak je studie navržena a co studie měří.

Jak je studie koncipována?

Detaily designu

  • Primární účel: Léčba
  • Přidělení: N/A
  • Intervenční model: Přiřazení jedné skupiny
  • Maskování: Žádné (otevřený štítek)

Zbraně a zásahy

Skupina účastníků / Arm
Intervence / Léčba
Experimentální: Eliglustat tartrát
Eliglustat (Genz-112638) tobolka v jedné dávce 50 mg v den 1, poté eliglustat 50 mg dvakrát denně (BID) ode dne 2 do dne 19, poté buď eliglustat 50 mg BID (pokud Genz-99067 [aktivní část eliglustatu v plazmě] minimální plazmatická koncentrace byla 10. den vyšší než nebo rovna [>=]5 nanogramů na mililitr [ng/ml] nebo eliglustat 100 mg BID (pokud byla minimální plazmatická koncentrace Genz-99067 nižší než [
Ostatní jména:
  • Genz-112638

Co je měření studie?

Primární výstupní opatření

Měření výsledku
Popis opatření
Časové okno
Procento účastníků prokazujících smysluplnou klinickou odpověď
Časové okno: Výchozí stav, rok 1
Významná klinická odpověď byla definována jako zlepšení alespoň 2 ze 3 hlavních parametrů účinnosti: a) zvýšení hemoglobinu o více než nebo rovné (>=) 0,5 gramu/decilitr od výchozí hodnoty, b) zvýšení počtu krevních destiček o >=15 procent (%) oproti výchozí hodnotě, c) snížení celkového objemu sleziny >= 15% oproti výchozí hodnotě. Vzhledem k tomu, že hemoglobin, krevní destičky a celkový objem sleziny byly na začátku abnormální, u každého účastníka byly při hodnocení smysluplné klinické odpovědi použity pouze ty parametry, které byly abnormální na začátku.
Výchozí stav, rok 1

Sekundární výstupní opatření

Měření výsledku
Popis opatření
Časové okno
Procentuální změna objemu sleziny oproti výchozí hodnotě v roce 1, 2, 3, 4, 5, 6, 7, 8, 9 a na konci studia
Časové okno: Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Procentuální změna objemu sleziny = ([objem sleziny ve specifikovaných časových bodech mínus objem sleziny na začátku] děleno [objem sleziny na začátku]) vynásobený 100, kde všechny objemy jsou v násobcích normálu.
Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Procentuální změna objemu jater oproti výchozí hodnotě v roce 1, 2, 3, 4, 5, 6, 7, 8, 9 a na konci studie
Časové okno: Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Procentuální změna objemu jater = ([objem jater ve specifikovaných časových bodech mínus objem jater na začátku] děleno [objem jater na začátku]) vynásobené 100, kde všechny objemy jsou v násobcích normálu.
Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Absolutní změna od výchozí hodnoty hemoglobinu v roce 1, 2, 3, 4, 5, 6, 7, 8, 9 a na konci studia
Časové okno: Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Absolutní změna = hladina hemoglobinu ve specifikovaných časových bodech mínus hladina hemoglobinu na začátku.
Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Procentuální změna od výchozí hodnoty v počtu krevních destiček v roce 1, 2, 3, 4, 5, 6, 7, 8, 9 a na konci studie
Časové okno: Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Procentuální změna počtu krevních destiček = ([počet krevních destiček ve specifikovaných časových bodech mínus počet krevních destiček na začátku] děleno [počet krevních destiček na začátku]) vynásobené 100.
Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Procentuální změna úrovně biomarkeru (enzym konvertující angiotenzin) od výchozí hodnoty v roce 1, 2, 3, 4, 5, 6, 7, 8, 9 a na konci studia
Časové okno: Základní, rok 1, rok 2, rok 3, rok 4, rok 5, rok 6, rok 7, rok 8, rok 9 a konec studia (do roku 9)
Základní, rok 1, rok 2, rok 3, rok 4, rok 5, rok 6, rok 7, rok 8, rok 9 a konec studia (do roku 9)
Procentuální změna hladiny biomarkeru (kyselá fosfatáza rezistentní na vínan [TRAP]) od výchozí hodnoty v roce 1 a roce 2
Časové okno: Výchozí stav, rok 1, rok 2
Výchozí stav, rok 1, rok 2
Procentuální změna úrovně biomarkerového chemokinového ligandu 18 (CCL18) od výchozí hodnoty v roce 1, roce 2, roce 3, roce 4, roce 5, roce 6, roce 7, roce 8, roce 9 a na konci studia
Časové okno: Základní, rok 1, rok 2, rok 3, rok 4, rok 5, rok 6, rok 7, rok 8, rok 9 a konec studia (do roku 9)
Základní, rok 1, rok 2, rok 3, rok 4, rok 5, rok 6, rok 7, rok 8, rok 9 a konec studia (do roku 9)
Procentuální změna úrovně biomarkeru (chitotriosidáza) od výchozí hodnoty v roce 1, roce 2, roce 3, roce 4, roce 5, roce 6, roce 7, roce 8, roce 9 a na konci studie
Časové okno: Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Změna od výchozího stavu ve 36-položkové krátké formě (SF-36) skóre zdravotního průzkumu na začátku, rok 1, rok 2, rok 3, rok 4, rok 5, rok 6, rok 7, rok 8 a rok 9 na konci studia
Časové okno: Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Dotazník SF-36, verze 2, zkoumá kvalitu života účastníka související se zdravím (HRQL). Jedná se o 36-položkový dotazník měřící 8 domén (fyzické fungování, role-fyzická, tělesná bolest, obecné zdraví, vitalita, sociální fungování, role emocionální a duševní zdraví). Skóre každé domény se pohybuje od 0 (nejhorší) do 100 (nejlepší), přičemž vyšší skóre odráží nejlepší kvalitu života související se zdravím. Dvě skóre souhrnné škály byla vypočítána z 8 skóre domén: Souhrn fyzické složky a Souhrn duševní složky. Rozsah skóre pro obě souhrnné škály se pohybuje od 0 (nejhorší) do 100 (nejlepší), přičemž vyšší skóre odráží nejlepší kvalitu života související se zdravím.
Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Změna od výchozího stavu ve skóre stupnice závažnosti únavy (FSS) ve výchozím stavu, rok 1, rok 2, rok 3, rok 4, rok 5, rok 6, rok 7, rok 8, rok 9 a na konci studia
Časové okno: Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
FSS je nástroj skládající se z 9 samostatně zadaných otázek, které měří dopad závažnosti symptomů únavy na každodenní fungování na základě vzpomínek za poslední týden. Rozsah skóre pro každou otázku se pohybuje od 1 (minimum) do 7 (maximum), kde vyšší skóre znamená větší závažnost. Celkové skóre FSS bylo vypočteno zprůměrováním výsledků všech otázek. Celkové skóre FSS se pohybuje od 9 (minimum) do 63 (maximum), kde vyšší skóre znamená větší závažnost.
Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Počet účastníků s úrovněmi bolesti kostí během posledních 4 týdnů na začátku, rok 1, rok 2, rok 3, rok 4, rok 5, rok 6, rok 7, rok 8, rok 9 a na konci studia
Časové okno: Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Bolest kostí byla hodnocena jako součást hodnocení Gaucherovy choroby u účastníků. Účastníci byli rozděleni do kategorií žádní (žádná bolest kostí), velmi mírná bolest kostí, mírná bolest kostí a střední bolest kostí. V tomto výsledku byl uveden počet účastníků s různými úrovněmi bolesti kostí v určených časových bodech.
Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Počet účastníků se statusem mobility (MS) na základním stavu, rok 1, rok 2, rok 3, rok 4, rok 5, rok 6, rok 7, rok 8, rok 9 a na konci studia
Časové okno: Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Mobilita, tj. schopnost chůze, byla hodnocena jako součást hodnocení Gaucherovy choroby u účastníků. V tomto výsledku byl uveden počet účastníků s různým stavem mobility (neomezená pohyblivost, chůze s obtížemi) v určených časových bodech.
Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Počet účastníků bez kostní krize na základním stavu, rok 1, rok 2, rok 3, rok 4, rok 5, rok 6, rok 7, rok 8, rok 9 a na konci studia
Časové okno: Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Kostní krize byla hodnocena jako součást hodnocení Gaucherovy choroby u účastníků. Akutní, nesnesitelná epizodická bolest kostí je charakteristická pro Gaucherovu kostní krizi, která obvykle způsobuje oslabení trvající několik dní nebo déle a vyžaduje léčbu imobilizací, hydratací a opioidními analgetiky. Účastníci byli kategorizováni jako 0 = žádná kostní krize, 1 = 1 kostní krize a 2 = 2 kostní krize během hodnoceného období. V tomto výsledku byl hlášen počet účastníků s 0 = žádné úrovně kostních krizí ve specifikovaných časových bodech.
Základní, 1. rok, 2. rok, 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Infiltrace kostní dřeně: Počet účastníků se zlepšením od výchozí hodnoty u tmavé dřeně v roce 1, 2, 3, 4, 5, 6, 7, 8 a na konci studia (EOS)
Časové okno: Základní, rok 1, rok 2, rok 3, rok 4, rok 5, rok 6, rok 7, rok 8 a na konci studia (do roku 9)
Hodnocení infiltrace kostní dřeně bylo navrženo tak, aby vyhodnotilo zlepšení tmavé dřeně pomocí MRI. Každé hodnocení MRI bylo provedeno pro oba femury a sestávalo z přezkoumání 6 různých zón (hlavice stehenní kosti, větší trochanter, intertrochanterická oblast, diafýza, distální metafýza a kondyly). MRI snímky zaznamenaly tmavou dřeň pro každou zónu jako přítomnou nebo nepřítomnou na počátku. V tomto výsledku byl uveden počet účastníků (u kterých byla na počátku přítomna tmavá dřeň) se zlepšením tmavé dřeně od výchozího stavu v každém specifikovaném časovém bodě.
Základní, rok 1, rok 2, rok 3, rok 4, rok 5, rok 6, rok 7, rok 8 a na konci studia (do roku 9)
T-skóre bederní páteře a stehenní kosti pro kostní minerální hustotu (BMD) na začátku, rok 1, rok 2, rok 3, rok 4, rok 5, rok 6, rok 7, rok 8, rok 9 a na konci studia
Časové okno: Základní, 1., 2., 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Snímky bederní páteře a stehenní kosti byly získány duální energetickou rentgenovou absorptiometrií (DXA) pro stanovení T-skóre pro každou kostní oblast a celkovou kostní minerální hustotu. T-skóre porovnává hustotu kostí účastníka s hustotou zdravého mladého účastníka stejného pohlaví. Kategorie kostní hustoty T-skóre byly: normální (skóre >-1), osteopenie (skóre -2,5 až <=-1) a osteoporóza (skóre <= -2,5).
Základní, 1., 2., 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Z-skóre bederní páteře a stehenní kosti pro BMD na začátku, rok 1, rok 2, rok 3, rok 4, rok 5, rok 6, rok 7, rok 8, rok 9 a na konci studia
Časové okno: Základní, 1., 2., 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)
Snímky bederní páteře a stehenní kosti byly získány pomocí DXA pro stanovení Z-skóre pro každou kostní oblast a celkovou kostní minerální hustotu. Kategorie Z-skóre kostní denzity jsou: normální (skóre >-2) a pod normou (skóre <=-2).
Základní, 1., 2., 3., 4., 5., 6., 7., 8., 9. rok a na konci studia (do 9. roku)

Spolupracovníci a vyšetřovatelé

Zde najdete lidi a organizace zapojené do této studie.

Publikace a užitečné odkazy

Osoba odpovědná za zadávání informací o studiu tyto publikace poskytuje dobrovolně. Mohou se týkat čehokoli, co souvisí se studiem.

Obecné publikace

Termíny studijních záznamů

Tato data sledují průběh záznamů studie a předkládání souhrnných výsledků na ClinicalTrials.gov. Záznamy ze studií a hlášené výsledky jsou před zveřejněním na veřejné webové stránce přezkoumány Národní lékařskou knihovnou (NLM), aby se ujistily, že splňují specifické standardy kontroly kvality.

Hlavní termíny studia

Začátek studia

1. června 2006

Primární dokončení (Aktuální)

1. srpna 2009

Dokončení studie (Aktuální)

1. prosince 2015

Termíny zápisu do studia

První předloženo

27. července 2006

První předloženo, které splnilo kritéria kontroly kvality

27. července 2006

První zveřejněno (Odhad)

31. července 2006

Aktualizace studijních záznamů

Poslední zveřejněná aktualizace (Aktuální)

15. února 2017

Odeslaná poslední aktualizace, která splnila kritéria kontroly kvality

22. prosince 2016

Naposledy ověřeno

1. prosince 2016

Více informací

Tyto informace byly beze změn načteny přímo z webu clinicaltrials.gov. Máte-li jakékoli požadavky na změnu, odstranění nebo aktualizaci podrobností studie, kontaktujte prosím register@clinicaltrials.gov. Jakmile bude změna implementována na clinicaltrials.gov, bude automaticky aktualizována i na našem webu .

Předplatit