Mozkové léze ve vztahu k motorickým profilům dětí s cerebrálním zrakovým postižením.

Cíl 1 a 2: prozkoumat vztah mezi přítomností CVI a motorickými profily dětí s diagnózou CVI.

Část 1 Retrospektivní údaje Databáze registrující všechny děti s diagnózou CVI nebo s rizikem CVI je dostupná prostřednictvím Centra vývojových poruch, Leuven. Všechny tyto děti byly konzultovány na klinice CVI. Jejich vývojový věk se pohybuje mezi 3 a 6 lety. Všechny tyto děti prošly důkladným vyšetřením, takže jsou k dispozici informace týkající se diagnózy CVI (L94 vizuálního percepčního testu baterie10 a dotazník CVI11), kognitivních schopností dítěte (výkon a verbální IQ pomocí WISC-II, SON -R nebo WPPSI-III-NL) spolu s výsledky testů týkajících se motorického fungování: vizuoprostorového fungování (VMI12 a TVPS13), úloh motorické koherence a funkce hrubé motoriky (pohyb ABC14).

Všechny děti standardně absolvovaly kompletní oftalmologické vyšetření. Konsenzuální oční protokol, jak jej zavedla vlámská pracovní skupina pro CVI, byl proveden u každého dítěte, přičemž se hodnotila fixace očí, poloha a pohyblivost, ostrost, refrakce, kontrastní citlivost, zorné pole, zraková pozornost a pozorovací vzdálenost.

Část 2 Prospektivní údaje Databáze bude průběžně aktualizována, a proto budou postupně doplňována data všech nových poradenských dětí.

Výhledově bude aplikován nový test pro diagnostiku CVI. Jedná se o nově vyvinutý nástroj pro diagnostiku CVI, založený na L-POST a vyvinutý ve spolupráci s výzkumnou skupinou J. Wagemanse. Normativní údaje byly shromážděny pro věkové rozmezí 3 až 6 let. Diagnóza CVI se stanoví porovnáním výsledků testů zrakového vnímání s vývojovým věkem dítěte, přičemž výsledek <Pc 5 nezbytný pro potvrzení CVI.15 Tyto testy se standardně provádějí při konzultacích a nevyžadují žádný další čas ani testy.

Stejně jako v retrospektivní kohortě budou prováděna kognitivní a motorická hodnocení.

Retrospektivní a prospektivní data dohromady nám umožní vztáhnout charakteristiky CVI k motorickým profilům dětí.

Cíl 3 a 4: Sestavit predikční model založený na korelacích zjištěných mezi mozkovými metrikami a charakteristikami CVI.

Část 1 Retrospektivní údaje Pokud je to klinicky povinné, bylo dětem provedeno MRI mozku buď v době jejich diagnózy CVI, nebo dříve v případě, že měly již existující onemocnění. Budeme korelovat kvantifikované míry CVI s umístěním a rozsahem základních mozkových lézí, pokud jsou přítomny, a (nedostatečnou) integritou traktu bílé hmoty pomocí strukturální MRI a DTI. Náš neuromotorický výzkumný tým (FABER-UZ Leuven, referenční centrum CP) již vyvinul specifický standardizovaný zobrazovací protokol pro CP, zaměřený především na detekci poškození bílé hmoty. Tento protokol obsahuje alespoň sekvence FLAIR, MPRAGE a DTI. Za prvé, kvalitativní klasifikace SCPE bude použita ke klasifikaci konvenční MRI.16 U dětí s dyskinetickou CP lze dodatečně provést klasifikaci K. Himmelmanna.17 K provedení komplexnějšího kvalitativního a semikvantitativního hodnocení mozkových lézí viditelných na konvenční MRI bude použita klasifikační škála FIORI, nedávno vyvinutá ve spolupráci s naší skupinou.18 Kromě toho budou kvantitativní hodnocení mikrostrukturálních mozkových lézí realizována pomocí rekonstrukce traktů bílé hmoty (např. dolní podélný fasciculus) pomocí DTI. Tímto způsobem budeme schopni propojit soubor neurálních parametrů s mírami zrakových percepčních deficitů. Cílem této studie je identifikovat parametry MRI a DTI, které jsou schopny rozlišovat mezi dětmi s CVI a bez CVI na jedné straně a mezi různými vzory CVI na straně druhé. Očekáváme, že kombinace a interakce různých parametrů MRI a DTI namísto jednotlivých parametrů budou lépe vyhovovat pro prognózu přítomnosti CVI a jejích charakteristik. Pokud je to možné, budou pomocí stejného skenování shromážděna doplňková objemová data.

Za posledních 10 let jsme již shromáždili velký soubor dat o dětech s a bez CP, které jsme viděli na klinice CVI v Lovani. Z těchto 400 dětí má 300 k dispozici MRI. Diagnóza CVI byla stanovena, když výsledky testů zrakového vnímání byly na úrovni < Pc 5 pro vývojový věk. Retrospektivní MRI data této klinické skupiny budou důkladně analyzována různými způsoby popsanými výše a následně korelována s vizuálními percepčními daty. Tímto způsobem získáme jasnější pohled na vztah mezi metrikami mozkových lézí a charakteristikami CVI.

Část 2 Prospektivní data Prospektivní data budou shromažďována podobným způsobem jako retrospektivní sběr dat. Děti přednostně dostanou MRI s DTI ve věku kolem 5 let. Přibližně v tomto věku se lze pomocí skenovacího protokolu vhodného pro děti (vyvinutého doktorandkou Marjolein Verlyovou) anestezii vyhnout. U všech dětí s klinicky relevantními znaky CVI bude provedeno MRI s DTI. Následně budou data analyzována podobným způsobem jako retrospektivní MRI data.

První část studie je koncipována jako retrospektivní kohortová studie. Data se shromažďují ze standardizovaných testů, které se běžně provádějí během konzultací CVI. Testy prováděli vyškolení pracovníci Centra pro vývojové vady.

1. Základní informace:

   Informace o věku, historii narození a školním systému, ve kterém je dítě zapsáno.

2. Diagnostická data CVI:

   • Oftalmologické vyšetření
   • CVI Vlámský dotazník pro rodiče je standardizovaný dotazník, vyvinutý vlámskou pracovní skupinou pro CVI, aby poskytl celkovou představu o zrakovém fungování dítěte.11
   • Vizuální percepční baterie L94 je test rozpoznávání objektů, který zahrnuje 8 vizuálních percepčních úkolů, pro které jsou k dispozici normativní data pro děti ve věku od 2,75 do 6,5 let. V 5 počítačových úlohách je dítě požádáno, aby identifikovalo každodenní předměty, a tak je testováno na sémantickou a percepční kategorizaci.10
   • Úlohy pohybové koherence: z pohybových úloh budou rovněž provedeny specifické testy hodnotící pohybovou koherenci, rychlost pohybu, biologický pohyb a formu.
3. Kognitivní funkce se hodnotí pomocí standardizovaného testování pomocí WISC-II, SON-R nebo WPPSI-III-NL. Přesný test se vybírá na základě věku, psychických a fyzických možností dítěte.

4. Vizuálně prostorové fungování:

   • Beery-Buktenica vývojový test vizuálně-motorické integrace (VMI)12 se široce používá k posouzení zrakových percepčních schopností. VMI se skládá ze tří dílčích testů. Nejprve je v úloze kopírování jednotlivec požádán, aby zkopíroval geometrické tvary, uspořádané v pořadí podle rostoucí obtížnosti. Za druhé, úkol vizuálního vnímání používá stejné geometrické formy, ale nyní žádá subjekt, aby hledal konkrétní formu v řadě podobných forem. Za třetí, v úloze Motor Coordination Task je subjekt požádán, aby zkopíroval tyto výkresy do rámečku. Úloha kopírování se opírá především o vizuomotorické schopnosti.
   • Test vizuálních percepčních dovedností (TVPS)13 je bezmotorický úkol, který hodnotí různé kategorie zrakových percepčních dovedností: vizuální diskriminaci, vizuální paměť, vizuálně-prostorové vztahy, vizuální konzistenci formy, vizuální sekvenční paměť, vizuální uzemnění postavy a vizuální uzavření.
5. Motorické fungování je hodnoceno pomocí Movement ABC-214, který obsahuje 8 úkolů pro každou věkovou skupinu ve třech oblastech: manuální zručnost, míčové dovednosti a statická a dynamická rovnováha. Lze zkoumat profil výkonu dítěte v různých částech testu. Hodnocení je paralelní s pozorovacím přístupem s pozorováním specifickým pro jednotlivé položky, které má pomoci zkoušejícímu zaměřit se na percepčně-motorické aspekty a celkové hodnocení, aby bylo možné určit emocionální a motivační potíže, které může mít dítě ve vztahu k motorickým úkolům. Kontrolní seznam pohybu ABC-2 bere hodnocení do každodenních situací, ve kterých musí dítě fungovat. Poskytuje ekonomický způsob hodnocení skupin dětí prostřednictvím hodnocení ve třídě.
6. Neurologické vyšetření: rutinně se provádí standardizované klinické vyšetření k vyhodnocení neurologických příznaků, jako je abnormální svalový tonus a patologické reflexy.
7. Zobrazování mozku pomocí strukturální MRI a DTI je hodnoceno pomocí specifického standardizovaného zobrazovacího protokolu, zaměřeného především na detekci poškození bílé hmoty.

Druhá část studie je prospektivním pokračováním retrospektivní kohortové studie. Stejně jako v retrospektivní části studie jsou při konzultacích CVI rutinně prováděny stejné standardizované testy, které provádějí vyškolení pracovníci Centra pro vývojové vady. Výhledově však budou provedeny některé další testy

1. Vyhodnocovací baterie založená na L-POST15 doplní diagnostiku L94. L-POST je nástroj pro vizuální percepční hodnocení u dospělých. Subtesty lze klasifikovat do 5 vizuálních domén: (1) rozpoznávání objektů ve scéně, (2) rozpoznávání zhoršených objektů, (3) vnímání pohybu, (4) globální a lokální zpracování a (5) vizuální paměť. Test je založen na počítači a nevyžaduje motorické akce. V současné době se shromažďují normativní údaje pro věkové rozmezí 3 až 6 let. Diagnóza CVI se stanoví porovnáním výsledků testů zrakového vnímání s vývojovým věkem dítěte, přičemž výsledek <Pc 5 nezbytný pro potvrzení CVI.15
2. MRI a DTI budou provedeny vždy, když je to klinicky relevantní.