Hjernelesjoner i forhold til motoriske profiler til barn med cerebral synshemming.

Mål 1 og 2: å undersøke forholdet mellom tilstedeværelsen av CVI og motoriske profiler til barn diagnostisert med CVI.

Del 1 Retrospektive data En database som registrerer alle barn som er diagnostisert med eller i fare for CVI, er tilgjengelig gjennom Center for Developmental Disabilities, Leuven. Alle disse barna har konsultert på CVI-klinikken. Utviklingsalderen deres varierer mellom 3 og 6 år. Alle disse barna har gjennomgått en grundig opparbeidelse, slik at informasjon er tilgjengelig om diagnosen CVI (L94 visuell perseptuell batteritestscore10 og CVI spørreskjema11), de kognitive evnene til barnet (ytelse og verbal IQ ved bruk av WISC-II, SON -R eller WPPSI-III-NL) sammen med testresultatene vedrørende motorisk funksjon: visuospatial funksjon (VMI12 og TVPS13), motoriske koherensoppgaver og grovmotorisk funksjon (bevegelse ABC14).

Alle barn fikk standard en fullstendig oftalmologisk vurdering. Konsensusøyeprotokollen, som introdusert av den flamske arbeidsgruppen for CVI, ble utført i hvert barn, og evaluerte fiksering av øyne, posisjon og motilitet, skarphet, refraksjon, kontrastfølsomhet, synsfelt, visuell oppmerksomhet og synsavstand.

Del 2 Prospektive data Databasen vil fortløpende oppdateres og derfor vil data fra alle nye konsulentbarn legges til fortløpende.

Prospektivt vil en ny test for diagnostisering av CVI bli brukt. Det dreier seg om et nyutviklet verktøy for diagnostisering av CVI, basert på L-POST og utviklet i samarbeid med forskningsgruppen til J. Wagemans. Normative data er samlet for aldersgruppene 3 til 6 år. Diagnosen CVI stilles ved å sammenligne resultatene av de visuelle perseptuelle testene med barnets utviklingsalder, med et resultat <Pc 5 nødvendig for at CVI skal bekreftes.15 Disse testene utføres som standard under konsultasjonene og krever ingen ekstra tid eller tester.

Som i den retrospektive kohorten vil kognitive og motoriske vurderinger bli utført.

De retrospektive og prospektive dataene sammen vil tillate oss å relatere CVI-karakteristikkene til barnas motoriske profiler.

Mål 3&4: Å bygge en prediksjonsmodell basert på korrelasjonene funnet mellom hjernemålinger og CVI-karakteristikker.

Del 1 Retrospektive data Hvis det var klinisk obligatorisk, fikk barn utført en MR av hjernen enten rundt tidspunktet for CVI-diagnosen eller tidligere i tilfelle de hadde en eksisterende tilstand. Vi vil korrelere kvantifiserte CVI-mål til plasseringen og omfanget av de underliggende hjernelesjonene, hvis de er tilstede, og (manglen på) integritet av hvit substans ved hjelp av strukturell MR og DTI. Vårt nevromotoriske forskningsteam (FABER-UZ Leuven, CP-referansesenter) har allerede utviklet en spesifikk standardisert bildebehandlingsprotokoll for CP, hovedsakelig rettet mot påvisning av skade på hvit substans. Denne protokollen inkluderer minst FLAIR-, MPRAGE- og DTI-sekvenser. Først av alt vil den kvalitative klassifiseringen av SCPE brukes til å klassifisere konvensjonell MR.16 Hos barn med dyskinetisk CP kan klassifiseringen av K. Himmelmann i tillegg utføres.17 For å utføre en mer omfattende kvalitativ og semikvantitativ evaluering av hjernelesjoner som er synlige på konvensjonell MR, vil FIORI-klassifiseringsskalaen, nylig utviklet i samarbeid med vår gruppe, brukes.18 I tillegg vil kvantitative evalueringer av mikrostrukturelle hjernelesjoner bli realisert gjennom rekonstruksjon av hvite substanser (f.eks. inferior longitudinal fasciculus) ved bruk av DTI. På denne måten vil vi kunne knytte et sett med nevrale parametere til mål på visuelle perseptuelle mangler. Målet med denne studien er å identifisere MR- og DTI-parametre som er i stand til å skille mellom barn med og uten CVI på den ene siden og mellom ulike CVI-mønstre på den andre siden. Vi forventer at kombinasjoner og interaksjoner av forskjellige MR- og DTI-parametre, i stedet for enkeltparametere, vil være bedre egnet for prognose for tilstedeværelsen av CVI og dens egenskaper. Hvis mulig, vil supplerende volumetriske data samles inn ved bruk av samme skanning.

I løpet av de siste 10 årene har vi allerede samlet et stort datasett med barn med og uten CP, sett på CVI-klinikken i Leuven. Av disse 400 barna har 300 en MR tilgjengelig. Diagnosen CVI ble stilt når resultatene på de visuelle perseptuelle testene var på nivå <Pc 5 for utviklingsalderen. De retrospektive MR-dataene til denne kliniske gruppen vil bli grundig analysert på de ulike måtene beskrevet ovenfor og deretter korrelert til de visuelle perseptuelle dataene. På denne måten vil vi få en klarere innsikt i forholdet mellom metrikker for hjernelesjoner og CVI-karakteristikker.

Del 2 Prospektive data Prospektive data vil bli samlet inn på samme måte som den retrospektive datainnsamlingen. Barn vil fortrinnsvis få MR med DTI rundt 5 år. Rundt denne alderen, ved hjelp av en barnevennlig skanneprotokoll (utviklet av PhD-student Marjolein Verly), kan anestesi unngås. Hos alle barn som viser klinisk relevante CVI-trekk, vil en MR med DTI bli utført. Deretter vil data bli analysert på lignende måte som de retrospektive MR-dataene.

Første del av studien er utformet som en retrospektiv kohortstudie. Data samles inn fra de standardiserte testene som rutinemessig utføres under CVI-konsultasjonene. Opplærte ansatte ved Senter for utviklingshemming utførte testene.

1. Bakgrunnsinformasjon:

   Informasjon om alder, fødselshistorie og skolesystemet barnet er registrert i.

2. CVI-diagnosedata:

   • Oftalmologisk vurdering
   • CVI Flamsk spørreskjema for foreldre er et standardisert spørreskjema, utviklet av den flamske arbeidsgruppen for CVI for å gi en helhetlig idé om den visuelle funksjonen til barnet.11
   • L94 visuelle perseptuelle batteri er en objektgjenkjenningstest, som omfatter 8 visuelle perseptuelle oppgaver som normative data er tilgjengelig for barn i alderen 2,75 til 6,5 år. I 5 dataoppgaver blir barnet bedt om å identifisere hverdagslige objekter og testes dermed for semantisk og perseptuell kategorisering.10
   • Bevegelsessammenhengsoppgaver: spesifikke tester som evaluerer bevegelsessammenheng, bevegelseshastighet, biologisk bevegelse og form fra bevegelsesoppgaver vil også bli utført.
3. Kognitiv funksjon blir evaluert ved hjelp av standardisert testing ved hjelp av henholdsvis WISC-II, SON-R eller WPPSI-III-NL. Den eksakte testen velges basert på alderen, den mentale og fysiske kapasiteten til barnet.

4. Visuospatial funksjon:

   • Beery-Buktenicas utviklingstest av Visual-Motor Integration (VMI)12 er mye brukt for å vurdere visuelle perseptuelle evner. VMI består av tre deltester. Først i kopioppgaven blir individet bedt om å kopiere geometriske former, ordnet i rekkefølge med økende vanskelighetsgrad. For det andre bruker den visuelle persepsjonsoppgaven de samme geometriske formene, men ber nå subjektet om å søke etter en bestemt form i en serie med lignende former. For det tredje, i Motorkoordinasjonsoppgaven blir forsøkspersonen bedt om å kopiere disse tegningene i en ramme. Kopieringsoppgaven er hovedsakelig avhengig av visuomotoriske evner.
   • Testen av visuelle perseptuelle ferdigheter (TVPS)13 er en motorisk-fri oppgave som vurderer ulike kategorier av visuelle perseptuelle ferdigheter: visuell diskriminering, visuelt minne Visuelt-romlige forhold, visuell formkonsistens, visuelt sekvensielt minne, visuell figurgrunn og visuell lukking.
5. Motorisk funksjon blir evaluert ved hjelp av Movement ABC-214, som inneholder 8 oppgaver for hver aldersgruppe i tre områder: manuell fingerferdighet, ballferdigheter og statisk og dynamisk balanse. En profil av et barns prestasjoner over de forskjellige delene av testen kan undersøkes. Vurderingen er parallelt med en observasjonstilnærming med elementspesifikke observasjoner designet for å hjelpe undersøkeren med å fokusere på de perseptuelle-motoriske aspektene og helhetlig evaluering for å finne emosjonelle og motivasjonsvansker barnet kan ha i forhold til motoriske oppgaver. Movement ABC-2 Sjekklisten tar vurdering inn i hverdagssituasjoner der barnet må fungere. Det gir en økonomisk måte å vurdere grupper av barn gjennom klasseromsvurdering.
6. Nevrologisk vurdering: en standardisert klinisk undersøkelse utføres rutinemessig for å evaluere nevrologiske tegn som unormal muskeltonus og patologiske reflekser.
7. Hjerneavbildning ved bruk av strukturell MR og DTI blir evaluert ved hjelp av en spesifikk standardisert avbildningsprotokoll, hovedsakelig rettet mot påvisning av skade på hvit substans.

Den andre delen av studien er den prospektive fortsettelsen av den retrospektive kohortstudien. Som under den retrospektive delen av studien, utføres de samme standardiserte testene rutinemessig under CVI-konsultasjonene og utføres av de trente medarbeiderne ved Senter for utviklingshemming. Prospektivt vil imidlertid noen ekstra tester bli utført

1. Et vurderingsbatteri basert på L-POST15 vil utfylle diagnosen til L94. L-POST er et verktøy for visuell perseptuell vurdering hos voksne. Deltestene kan klassifiseres i 5 visuelle domener: (1) objektgjenkjenning i en scene, (2) degradert objektgjenkjenning, (3) bevegelsesoppfatning, (4) global og lokal prosessering og (5) visuelt minne. Testen er datamaskinbasert og krever ingen motoriske handlinger. Normative data samles for tiden for aldersgruppene 3 til 6 år. Diagnosen CVI stilles ved å sammenligne resultatene av de visuelle perseptuelle testene med barnets utviklingsalder, med et resultat <Pc 5 nødvendig for at CVI skal bekreftes.15
2. MR og DTI vil bli utført når det er klinisk relevant.