Hersenlaesies in relatie tot motorische profielen van kinderen met een cerebrale visuele beperking.

Doelstelling 1 & 2: onderzoeken van de relatie tussen de aanwezigheid van CVI en de motorische profielen van kinderen met de diagnose CVI.

Deel 1 Retrospectieve gegevens Via het Centrum voor Ontwikkelingsstoornissen, Leuven is een databank beschikbaar waarin alle kinderen met de diagnose of risico op CVI worden geregistreerd. Al deze kinderen hebben overleg gehad bij de CVI-kliniek. Hun ontwikkelingsleeftijd varieert van 3 tot 6 jaar. Al deze kinderen hebben een grondige opwerking gehad, zodat er informatie beschikbaar is over de diagnose CVI (L94 visual perceptual battery test score10 en CVI vragenlijst11), de cognitieve vaardigheden van het kind (performance en verbaal IQ met behulp van WISC-II, SON -R of WPPSI-III-NL) samen met de testresultaten met betrekking tot motorisch functioneren: visueel-ruimtelijk functioneren (VMI12 en TVPS13), motorische coherentietaken en grove motoriek (beweging ABC14).

Alle kinderen kregen standaard een volledig oogheelkundig onderzoek. Het consensus-oogprotocol, zoals geïntroduceerd door de Vlaamse werkgroep CVI, werd uitgevoerd bij elk kind, waarbij de fixatie van ogen, positie en beweeglijkheid, scherpte, refractie, contrastgevoeligheid, gezichtsveld, visuele aandacht en kijkafstand werden geëvalueerd.

Deel 2 Toekomstige gegevens De database wordt voortdurend bijgewerkt en daarom worden de gegevens van alle nieuwe raadplegende kinderen achtereenvolgens toegevoegd.

Binnenkort zal een nieuwe test voor de diagnose CVI worden toegepast. Het betreft een nieuw ontwikkeld instrument voor de diagnose van CVI, gebaseerd op de L-POST en ontwikkeld in samenwerking met de onderzoeksgroep van J. Wagemans. Er zijn normatieve gegevens verzameld voor de leeftijdscategorieën van 3 tot 6 jaar. De diagnose CVI wordt gesteld door de resultaten van de visuele perceptuele tests te vergelijken met de ontwikkelingsleeftijd van het kind, met een resultaat <Pc 5 dat nodig is om CVI te bevestigen.15 Deze testen worden standaard uitgevoerd tijdens de consultaties en vergen geen extra tijd of testen.

Net als in het retrospectieve cohort zullen cognitieve en motorische beoordelingen worden uitgevoerd.

Met de retrospectieve en prospectieve gegevens kunnen we de CVI-kenmerken in verband brengen met de motorische profielen van de kinderen.

Doelstelling 3&4: Een voorspellingsmodel bouwen op basis van de gevonden correlaties tussen hersenstatistieken en CVI-kenmerken.

Deel 1 Retrospectieve gegevens Indien klinisch verplicht, werd bij kinderen een MRI van de hersenen gemaakt rond de tijd van hun CVI-diagnose of eerder in het geval ze een reeds bestaande aandoening hadden. We zullen gekwantificeerde CVI-metingen correleren met de locatie en omvang van de onderliggende hersenlaesies, indien aanwezig, en het (gebrek aan) integriteit van het witte stofkanaal met behulp van structurele MRI en DTI. Ons neuromotorisch onderzoeksteam (FABER-UZ Leuven, CP-referentiecentrum) ontwikkelde al een specifiek gestandaardiseerd beeldvormingsprotocol voor CP, voornamelijk gericht op de detectie van wittestofschade. Dit protocol bevat ten minste FLAIR-, MPRAGE- en DTI-reeksen. Allereerst zal de kwalitatieve classificatie van de SCPE worden gebruikt om conventionele MRI te classificeren.16 Bij kinderen met dyskinetische CP kan aanvullend de classificatie van K. Himmelmann worden uitgevoerd.17 Om een ​​uitgebreidere kwalitatieve en semi-kwantitatieve evaluatie uit te voeren van hersenlaesies die zichtbaar zijn op conventionele MRI, zal de FIORI-classificatieschaal, recentelijk ontwikkeld in samenwerking met onze groep, worden gebruikt.18 Daarnaast zullen kwantitatieve evaluaties van microstructurele hersenlaesies worden gerealiseerd door de reconstructie van wittestofkanalen (bijv. inferieure longitudinale fasciculus) met behulp van DTI. Op deze manier kunnen we een reeks neurale parameters koppelen aan metingen van visuele perceptuele stoornissen. Het doel van deze studie is het identificeren van MRI- en DTI-parameters die onderscheid kunnen maken tussen kinderen met en zonder CVI enerzijds en tussen verschillende CVI-patronen anderzijds. We verwachten dat combinaties en interacties van verschillende MRI- en DTI-parameters, in plaats van enkele parameters, beter geschikt zullen zijn voor de prognose van de aanwezigheid van CVI en de kenmerken ervan. Indien mogelijk worden met dezelfde scan aanvullende volumetrische gegevens verzameld.

De afgelopen 10 jaar hebben we al een grote dataset verzameld van kinderen met en zonder CP, gezien in de CVI-kliniek in Leuven. Van deze 400 kinderen hebben er 300 een MRI beschikbaar. De diagnose CVI werd gesteld wanneer de resultaten van de visuele waarnemingstests een niveau <Pc 5 voor de ontwikkelingsleeftijd waren. De retrospectieve MRI-gegevens van deze klinische groep zullen grondig worden geanalyseerd op de verschillende manieren die hierboven zijn beschreven en vervolgens worden gecorreleerd met de visueel perceptuele gegevens. Op deze manier krijgen we een beter inzicht in de relatie tussen metrieken van hersenletsels en CVI-kenmerken.

Deel 2 Prospectieve gegevens Prospectieve gegevens worden op dezelfde manier verzameld als de retrospectieve gegevensverzameling. Kinderen krijgen bij voorkeur rond de leeftijd van 5 jaar een MRI met DTI. Rond deze leeftijd kan met behulp van een kindvriendelijk scanprotocol (ontwikkeld door promovenda Marjolein Verly) anesthesie worden vermeden. Bij alle kinderen met klinisch relevante CVI-kenmerken wordt een MRI met DTI uitgevoerd. Vervolgens worden de gegevens op een vergelijkbare manier geanalyseerd als de retrospectieve MRI-gegevens.

Het eerste deel van de studie is opgezet als een retrospectieve cohortstudie. Gegevens worden verzameld uit de gestandaardiseerde onderzoeken die routinematig worden uitgevoerd tijdens de CVI-consulten. Getrainde medewerkers van het Centrum voor Ontwikkelingsstoornissen voerden de tests uit.

1. Achtergrond informatie:

   Informatie over de leeftijd, de geboortegeschiedenis en het schoolsysteem waarin het kind is ingeschreven.

2. CVI diagnostische gegevens:

   • Oogheelkundige beoordeling
   • CVI Vlaamse vragenlijst voor ouders is een gestandaardiseerde vragenlijst, ontwikkeld door de Vlaamse werkgroep CVI om een ​​globaal beeld te krijgen van het visueel functioneren van het kind.11
   • De L94 visueel waarnemingsbatterij is een objectherkenningstest, bestaande uit 8 visueel waarnemingstaken waarvoor normatieve gegevens beschikbaar zijn voor kinderen tussen 2,75 en 6,5 jaar. In 5 computertaken wordt het kind gevraagd alledaagse voorwerpen te identificeren en wordt het getest op semantische en perceptuele categorisatie.10
   • Bewegingscoherentietaken: specifieke tests die bewegingscoherentie, bewegingssnelheid, biologische beweging en vorm van bewegingstaken evalueren, zullen ook worden uitgevoerd.
3. Het cognitief functioneren wordt geëvalueerd met behulp van gestandaardiseerde testen door middel van respectievelijk de WISC-II, SON-R of WPPSI-III-NL. De exacte test wordt geselecteerd op basis van de leeftijd, de mentale en fysieke capaciteiten van het kind.

4. Visuospatiaal functioneren:

   • De Beery-Buktenica ontwikkelingstest van Visual-Motor Integration (VMI)12 wordt veel gebruikt om visuele waarnemingsvermogens te beoordelen. De VMI bestaat uit drie subtesten. Ten eerste wordt de persoon in de kopieertaak gevraagd om geometrische vormen te kopiëren, gerangschikt in volgorde van toenemende moeilijkheidsgraad. Ten tweede gebruikt de visuele waarnemingstaak dezelfde geometrische vormen, maar wordt de proefpersoon nu gevraagd om een ​​specifieke vorm te zoeken in een reeks gelijkaardige vormen. Ten derde wordt de proefpersoon in de motorische coördinatietaak gevraagd deze tekeningen in een lijst te kopiëren. De kopieertaak steunt voornamelijk op visuomotorische vermogens.
   • De Test van Visueel Perceptuele Vaardigheden (TVPS)13 is een motorische taak die verschillende categorieën visuele waarnemingsvaardigheden beoordeelt: Visuele discriminatie, Visueel geheugen Visueel-ruimtelijke relaties, Visuele vormconsistentie, Visueel sequentieel geheugen, Visuele figuurgrond en Visuele sluiting.
5. Het motorisch functioneren wordt geëvalueerd met behulp van de Beweging ABC-214, die 8 taken bevat voor elke leeftijdscategorie op drie gebieden: handvaardigheid, balvaardigheid en statisch en dynamisch evenwicht. Een profiel van de prestaties van een kind over de verschillende onderdelen van de test kan worden onderzocht. De beoordeling gaat gepaard met een observatiebenadering met itemspecifieke observaties die zijn ontworpen om de onderzoeker te helpen zich te concentreren op de perceptueel-motorische aspecten en de algehele evaluatie om emotionele en motiverende problemen aan het licht te brengen die het kind kan hebben met betrekking tot motorische taken. De Beweeg ABC-2 Checklist gaat in op de alledaagse situaties waarin het kind moet functioneren. Het biedt een economische manier om groepen kinderen te beoordelen door middel van klassikale beoordelingen.
6. Neurologische beoordeling: er wordt routinematig een gestandaardiseerd klinisch onderzoek uitgevoerd om neurologische symptomen zoals abnormale spiertonus en pathologische reflexen te evalueren.
7. Beeldvorming van de hersenen met behulp van structurele MRI en DTI wordt geëvalueerd met behulp van een specifiek gestandaardiseerd beeldvormingsprotocol, voornamelijk gericht op detectie van wittestofschade.

Het tweede deel van de studie is de prospectieve voortzetting van de retrospectieve cohortstudie. Net als tijdens het retrospectieve deel van het onderzoek worden dezelfde gestandaardiseerde testen routinematig uitgevoerd tijdens de CVI-consulten en uitgevoerd door de getrainde medewerkers van het Centrum voor Ontwikkelingsstoornissen. Er zullen echter prospectief enkele aanvullende tests worden uitgevoerd

1. Een beoordelingsbatterij op basis van de L-POST15 zal de diagnose van de L94 aanvullen. De L-POST is een hulpmiddel voor visuele perceptuele beoordeling bij volwassenen. De subtests kunnen worden ingedeeld in 5 visuele domeinen: (1) objectherkenning in een scène, (2) gedegradeerde objectherkenning, (3) bewegingsperceptie, (4) globale en lokale verwerking en (5) visueel geheugen. De test is computergebaseerd en vereist geen motorische acties. Momenteel worden normatieve gegevens verzameld voor de leeftijdscategorieën van 3 tot 6 jaar. De diagnose CVI wordt gesteld door de resultaten van de visuele perceptuele tests te vergelijken met de ontwikkelingsleeftijd van het kind, met een resultaat <Pc 5 dat nodig is om CVI te bevestigen.15
2. De MRI en DTI worden uitgevoerd wanneer dit klinisch relevant is.