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くも膜下腔内バクロフェンと小児ジストニア (PREDICT-ITB)

2025年7月27日 更新者:Sruthi P. Thomas, MD, PhD、Baylor College of Medicine

PREDICT-ITB: ジストニア性脳性麻痺の小児におけるくも膜下腔内バクロフェンに対する反応の予測

この臨床試験の目的は、ジストニア性脳性麻痺 (CP) の小児に対するくも膜下腔内バクロフェン (ITB) の効果をより深く理解することです。

この研究が答えようとしている主な質問は次のとおりです。

(1) 他の潜在的な利点を特定しながら、ITB がジストニアを軽減するかどうかを判断する。(2) ITB に対して最もよく反応する小児の特徴を特定する。(3) ジストニア性 CP の総合的に代表的な複合アウトカム尺度を開発する。

この研究では、標準化された滴定、つまり投薬管理プロトコルを使用して、副作用を最小限またはまったくなく最大の効果が得られるまで、小児の ITB 投与量を 12 か月間かけて徐々に増加させることで、患者の改善を評価します。 この滴定プロトコルは、現在日常的なケアで行われているものを模倣していますが、より正確です。 この研究はまた、痙縮や既知のジストニアの誘因(例: 痛み)、ジストニアを引き起こすCNS損傷のパターン。

参加者は次のことを行います:

  1. 通常のケア以外に、合計 4 回の追加の来院を完了してください。 これらの予約は、ジストニア、痙性、および機能の評価を完了するために、理学療法士および作業療法士、ならびに研究代表者と協力して行われます。
  2. これらの訪問時にいくつかのアンケートに回答してください。 個々の子供の合計学習期間は 12 か月です。

調査の概要

状態

募集

条件

介入・治療

詳細な説明

脳性麻痺 (CP) は、小児期の身体障害の最も一般的な原因であり、CDC によれば、米国では約 323 人に 1 人が罹患しています。 CP 患者の生涯医療費は約 140 万ドルと予想されました (インフレ調整後)。 小児期と成人期の両方において生活の質を改善し、病気の負担を軽減する効果的な方法は、異常な緊張を大幅に軽減または排除することです。 筋肉の緊張が和らぐと、受動的にも能動的にも体を動かしやすくなります。 緊張が軽減されると、生活の質が向上し、痛みが軽減され、日々のケアや日常活動の負担が軽減され、医療費が削減されます。 くも膜下腔内バクロフェン (ITB) は、正確な有効性に関するデータはまちまちですが、CP におけるジストニアの管理に広く使用されています。 したがって、この研究の目標は、ジストニア性 CP の小児の異種集団に対する ITB の影響を理解することです。

提案された研究の目標は、ジストニア性脳性麻痺(CP)の小児に対するくも膜下腔内バクロフェン(ITB)の効果を調査する縦断前向きコホート研究を完了することです。 この研究は、新しい予備データに基づいて構築されており、確立された学際的チーム、高リソースの学術的臨床環境、および多様な親と患者の評議会の専門知識を活用しています。 この研究の結果は、多かれ少なかれ肯定的な転帰に関連する重要な患者の特徴の特定や、治療反応性を評価するための高感度で効率的な多次元複合尺度の開発など、ジストニア性CPを持つ小児の将来の治療を改善するのに大きな影響を与える可能性が高い。 具体的には、このプロトコルは、標準化された滴定プロトコルを使用して、臨床的に代表的なITB未治療のジストニア性CPを持つ小児65人のコホートにおけるITBの12か月の効果を判定することを目的としています。 さらに、このプロトコルは、ジストニア性CPを持つ小児の脳奇形と損傷パターンの詳細な特徴付けを完了し、患者の特性に関連する結果パターンの潜在的な違いを調査し、臨床的に重要な情報を捉える高感度の多次元または複合尺度の開発を導くために調査結果を使用することを目的としています。子どもと家族にとっての変化の領域。

私たちの研究施設は、スルティ・トーマス主任研究員の自宅施設であるテキサス州ヒューストンのテキサス小児病院(TCH)となります。 TCH には 860 名を超える CP 患者がおり、200 名をわずかに超える ITB 患者がいます。 テキサス州ヒューストンは米国で最も多様な都市であるため、民族や社会経済的グループに基づいて非常に多様な患者集団を採用することができます。

研究の種類

介入

入学 (推定)

65

段階

  • 適用できない

連絡先と場所

このセクションには、調査を実施する担当者の連絡先の詳細と、この調査が実施されている場所に関する情報が記載されています。

研究連絡先

研究連絡先のバックアップ

研究場所

    • Texas
      • Houston、Texas、アメリカ、77030
        • 募集
        • Texas Childrens Hospital
        • コンタクト:

参加基準

研究者は、適格基準と呼ばれる特定の説明に適合する人を探します。これらの基準のいくつかの例は、人の一般的な健康状態または以前の治療です。

適格基準

就学可能な年齢

  • 子

健康ボランティアの受け入れ

いいえ

説明

包含基準:

  • お子様は ITB ポンプを埋め込むのに十分な大きさでなければなりません (通常、~18 kg/4 歳)
  • 彼らはCPの診断を受けています
  • 文書化された筋緊張亢進評価ツール (HAT) でジストニアの存在が確認されており、バリー・オルブライト ジストニア スケール (BADS) スコアが 15 以上である必要があります。
  • これらは医師によって緊張管理のための ITB 治療が必要であると特定されており、家族/子供は移植を進めることに同意しています。注: ITB 試験用量は資格を得るために必要ではありません
  • 小児と家族は、理想的なくも膜下腔内バクロフェンポンプ投与量に達するまで 2 週間ごとの移植前からフォローアップ評価までの正式な評価の全スケジュールに積極的に参加します。

除外基準:

  • ジストニクス重積状態または発作性交感神経活動亢進などのITBの緊急の必要性
  • 登録後3か月以内のボツリヌス注射または6か月以内のフェノール注射
  • 里親養護施設または投獄

研究計画

このセクションでは、研究がどのように設計され、研究が何を測定しているかなど、研究計画の詳細を提供します。

研究はどのように設計されていますか?

デザインの詳細

  • 主な目的:処理
  • 割り当て:なし
  • 介入モデル:単一グループの割り当て
  • マスキング:なし(オープンラベル)

武器と介入

参加者グループ / アーム
介入・治療
他の:滴定プロトコル
これは、各被験者が標準化された ITB プロトコルで開始される単一群研究です。 投与量は、介入セクションで詳細に説明されているパラメータに基づいて段階的に増減されます。
ITB の標準化された滴定プロトコールが使用され、1) ジストニア スクリーナーまたは ASAS の全痙縮で持続性筋緊張亢進が確認された場合、または 2) D-FIS に改善の余地がある場合、ITB 用量は次のステップに増量されます。 、および 3) 有害な副作用 (例: 頭部制御の悪化) がないこと。 これは、1) ジストニアと痙縮が解消されるか、医療チームによって機能障害とみなされなくなるまで、2) 副作用によりさらなる漸増が妨げられるまで、または 3) 最大用量 2000 mcg/日に達するまで続けられます。 定常状態に達すると、この新しい用量が残りの試験の維持用量になります。 有害な副作用がある場合は、副作用の解消を確認するために毎週診察を受けます。 副作用が続く場合は、来院するたびに前のステップに進みます。 副作用が制御されると、この新しい用量が残りの試験における小児の維持用量になります。

この研究は何を測定していますか?

主要な結果の測定

結果測定
メジャーの説明
時間枠
バリー・オルブライト ジストニア スケール (BADS)
時間枠:ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月
BADS は、もともと成人の頸部ジストニアを検出するために設計されたツールであるバーク・ファーン・マースデン・ジストニア評価スケール (BFMDRS) に基づいて作成されました。BADS は、このスケールを、認知機能に制限がある個人における CP のジストニアおよび後天性脳損傷を検出するために調整しています。そして身体能力。 スコアリングは姿勢と不随意のジストニア運動に焦点を当て、ケアのしやすさと快適さに影響を与えるジストニアの潜在的な変化を検出します。 機能的なタスクは評価されません。 適度な内部一貫性と評価者間信頼性を備えています。 ITB による変化を効果的に検出しました。 BADS はジストニア性 CP の小児にとって臨床的に最も有用であることも判明しました。
ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月

二次結果の測定

結果測定
メジャーの説明
時間枠
ジスキネジア障害スケール II (DIS-II)
時間枠:ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月
DIS-II は、安静時および活動時のジストニアおよび舞踏病アテトーゼを測定するための最新のスケールの 1 つです。 この集団における舞踏病アテトーゼとジストニアを区別する点で独特です。 適度な内部一貫性と公正な評価者間信頼性を備えています。 この測定値は、単一の RCT 試験である Bonouvrie LA らによる IDYS 試験の重要な測定値であり、我々の研究全体で直接比較できるため、この測定値を含めています。
ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月
オーストラリアの痙性評価スケール (ASAS) と複合尺度
時間枠:ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月
ASAS は、MTS の最良の点と MAS のスコアリング システムのシンプルさを組み合わせています。 再現性を高めるために、仰臥位で四肢をテストする必要がある方法についての明確な指示が記載されています。 評価者間信頼性は重み付けカッパが 0.87 と非常に高く、複数の時点を含む大規模な研究に最適です。 主要な筋肉グループの複合スコア (個別のスコアも含む) を生成します。
ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月
修正アッシュワース スケール (MAS)
時間枠:ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月
私たちの研究は ASAS に大きく依存していますが、データを研究間で比較できるように MAS も測定します。
ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月
総運動機能測定 (GMFM)
時間枠:ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月
GMFM は、CP を持つ小児への介入による粗大運動機能の変化を測定する評価ツールです。 この研究に登録された子供たちは GMFCS IV-V カテゴリーに分類されることを考慮して、セクション E: ウォーキング、ランニング、ジャンプのスコアは付けません。 臨床および研究ツールとして広く使用されており、検査と再検査の信頼性が高く、評価者間および評価者内で優れた信頼性を備えています。 最小臨床重要差 (MCID) は、CP のある歩行可能な小児では約 0.7 ~ 1.2 ポイントですが、残念ながら、非歩行可能な小児のレベルは決定されていません。
ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月
ボックスとブロックのテスト
時間枠:ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月
このテストは、手先の器用さを評価するための迅速かつ簡単な方法です。 このテストは、重度の上肢障害または重度の認知障害のある小児には使用できないため、この研究の参加者全員がこのタスクを完了できるわけではありません。 子供は、分割された箱の一方の側からもう一方の側に 60 秒以内にできるだけ多くのブロックを移動するように求められます。 優れた評価者間信頼性と 5.29 ~ 6.46 秒の MCID を備えています。
ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月
パフォーマンス品質評価スケール (PQRS)
時間枠:ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月
PQRS は、親/患者が選択した意味のある活動のパフォーマンスの質を観察したものです。 作業療法士は、興味のある作業を行う子供を録画したビデオを使用し、その質を評価します。 評価者間信頼性は 0.83 ~ 0.93 と高く、テストと再テストの信頼性は > 0.80 です。
ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月
カナダの職業パフォーマンス測定 (COPM)
時間枠:ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月
COPM は、セルフケア、レジャー、生産性など、生活のあらゆる分野における職業パフォーマンスに焦点を当てています。 これは、親と子の関心領域を特定するための半構造化された面接で構成されます。 彼らは作業療法士と協力して、研究の設定された時点での特定の懸念事項に関するパフォーマンスを採点します。 ご家族とお子様に、ITB 治療に関連する 2 ~ 3 つの目標を設定していただきます。 COPM は変化に非常に敏感で、2 ポイントの MCID が確立されているため、この研究には優れたツールです。
ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月
介護者の優先順位と障害のある子どもの健康指標 (CPCHILD©)
時間枠:ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月
CPCHILD© は、重度障害のある子供の全体的な健康状態、快適さ、機能、および QoL を病状と関連させて測定します。 この質問には、日常生活の活動、位置、移動と移動、快適さと感情、コミュニケーションと社会的相互作用、健康、全体的な QoL について、子供または親が答える 37 の質問があります。 それは当初、CPおよび外傷性脳損傷を患う子供たちで検証されました。 変化に対する尺度の反応性/感度を評価するために、前向き縦断コホート研究が進行中です。
ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月
患者報告アウトカム測定情報システム (PROMIS®) アンケート
時間枠:ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月

NIH の戦略調整局 - 共通基金の PROMIS® は、臨床研究と臨床実践のために患者から報告された結果の検証済み項目バンクを開発しました。 PROMIS では、保護者やお子様が簡単かつ迅速に回答できる短いフォームのアンケートを多数提供しています。 以下を使用して、痛み、不安、うつ病、ストレスを評価します。

(1a) PROMIS® 小児用アイテム バンク v1.0 - 疼痛行動 8a

(1b) PROMIS® 親プロキシ バンク v1.0 - ペイン ビヘイビア 8a。 (2a) PROMIS® 小児アイテム バンク v2.0 - 小児不安症 - ショート フォーム 8a (2b) 親代理バンク v2.0 - 親代理不安 - ショート フォーム 8a (3a) PROMIS® 小児アイテム バンク v2.0 - 小児うつ症状- 短縮形式 8a (3b) 親代理銀行 v2.0 - 親代理のうつ病の症状 - 短縮形式 6a。 (4) PROMIS® 親代理銀行 v1.0 - 心理的ストレス体験 - 短縮形 4a。

(5) PROMIS® 親プロキシ バンク v1.0 - 物理的ストレス

ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月
目標達成尺度 (GAS)
時間枠:ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月
GAS は独自の成果測定ツールであり、その標準化については議論があります。 介入前、介入中、介入後に追跡する重要な目標を 1 つ選択します。 GAS は、リハビリテーション人口の不均一性を考慮して作成されました。 目標を選択することに加えて、子どもとその家族は、ケアチームの指導を受けながら、成功した結果をどのように定義するかを選択します。 GAS はそれぞれの子供に合わせて調整されており、GMFM (前述) や小児障害評価インベントリなどの他の標準的な結果測定ツールと同様に、時間の経過による変化に敏感であることが示されています。 単一の RCT IDYS 試験では、結果の尺度として GAS が使用されました。 これを含めることで、結果を直接比較できます。
ベースライン (ITB 開始前)、ITB 開始後 3 か月、6 か月、12 か月

協力者と研究者

ここでは、この調査に関係する人々や組織を見つけることができます。

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協力者

捜査官

  • 主任研究者:Sruthi P Thomas, MD, PhD、Baylor College of Medicine

出版物と役立つリンク

研究に関する情報を入力する責任者は、自発的にこれらの出版物を提供します。これらは、研究に関連するあらゆるものに関するものである可能性があります。

研究記録日

これらの日付は、ClinicalTrials.gov への研究記録と要約結果の提出の進捗状況を追跡します。研究記録と報告された結果は、国立医学図書館 (NLM) によって審査され、公開 Web サイトに掲載される前に、特定の品質管理基準を満たしていることが確認されます。

主要日程の研究

研究開始 (実際)

2024年11月1日

一次修了 (推定)

2029年6月30日

研究の完了 (推定)

2029年8月31日

試験登録日

最初に提出

2024年9月18日

QC基準を満たした最初の提出物

2024年9月19日

最初の投稿 (実際)

2024年9月23日

学習記録の更新

投稿された最後の更新 (実際)

2025年7月30日

QC基準を満たした最後の更新が送信されました

2025年7月27日

最終確認日

2025年7月1日

詳しくは

本研究に関する用語

その他の研究ID番号

  • H-54449
  • R01HD112563 (米国 NIH グラント/契約)

個々の参加者データ (IPD) の計画

個々の参加者データ (IPD) を共有する予定はありますか?

未定

IPD プランの説明

個々の参加者のデータと最終的な研究結果は、参加者とその家族とともに確認される場合があります。 匿名化されたデータは、0、3、6、および 12 か月後のすべての測定値の変化を示すグラフに要約できます。

医薬品およびデバイス情報、研究文書

米国FDA規制医薬品の研究

いいえ

米国FDA規制機器製品の研究

いいえ

米国で製造され、米国から輸出された製品。

いいえ

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