脊髄性筋萎縮症のための神経固有受容性馬介在理学療法 (NEUROEQUIP)
脊髄性筋萎縮症を有する小児における集中的神経固有受容性馬介在理学療法の即時的かつ持続的効果:無作為化クロスオーバー試験
調査の概要
状態
状態
条件
条件
介入・治療
介入・治療
詳細な説明
脊髄性筋萎縮症(SMA)は、SMN1遺伝子の欠失または変異により引き起こされる常染色体劣性神経筋疾患であり、そのパラログであるSMN2遺伝子は保持されています。 疾患修飾治療の最近の進歩にもかかわらず、SMAは乳児死亡の主要な遺伝的原因であり続けており、最適な結果を得るためには多分野にわたる支持療法が必要です。 理学療法はこのケアの不可欠な部分であり、可動性の維持、拘縮の予防、生活の質の向上に役立ちます。
歴史的には、運動が運動ニューロンの変性を加速させる恐れがあるとの懸念から、SMAにおける身体活動は推奨されていませんでした。 その後のエビデンスにより、不活動が筋力低下や疲労に寄与する一方で、適切に用量設定された理学療法は姿勢制御、持久力、呼吸機能を改善することが示されました。 したがって、現代のリハビリテーションでは機能的移動性、バランス訓練、歩行リハビリテーションが強調されています。 実験的研究では、特定の運動パラメータがSMNタンパク質発現とは独立した神経保護メカニズムを活性化できることも実証されており、運動単位の活性化自体が神経の健康をサポートする可能性が示唆されています。
これらの知見に基づき、本研究では、SMAの小児のために設計された革新的な理学療法アプローチである、神経固有受容性「促進と抑制」に基づく馬介在理学療法(NEUROEQUIP-SMA)を紹介します。 この方法は、馬の動きによる動的な多感覚入力と、神経固有受容性促進および抑制の原理を組み合わせたもので、適切な求心性刺激が介在ニューロンの興奮性を調節し、運動経路内の伝達を最適化します。 この技術は、運動ニューロンの興奮閾値を低下させ、中枢神経系からのインパルスが効果的に筋活動を誘発できるようにすることを目的としています。 同様の神経促進戦略は、チェコの神経リハビリテーションにおいて、脳卒中後や多発性硬化症の患者に対して日常的に使用されていますが、SMAにおけるその可能性はまだ体系的に研究されていません。
NEUROEQUIP-SMA法は、外来環境で実施される神経固有受容性促進および抑制の原理に基づく標準的な理学療法プログラムと比較されます。 両方のアプローチは、姿勢アライメント、体幹安定性、機能的運動制御を対象としています。 馬介在療法は、リズミカルな骨盤活性化、対称的な体重移動、弱化した筋連鎖の協調的な関与、および馬の周期的な動きによる呼吸パターンの改善を促進することで、結果をさらに向上させることが期待されています。
本研究は、集中的な6日間のプログラム後の短期的効果を評価するために、無作為化クロスオーバー試験デザインを使用します。 主要評価項目には、運動機能、姿勢制御、呼吸パラメータの変化が含まれ、筋疲労を監視するための表面筋電図が補完されます。 二次的評価項目は、生活の質、精神運動発達、親が報告する幸福感に対応します。
探索的分子成分として、末梢血が、SMN-AS1、MALAT1、PARTICLE、MEG3、NEAT1、H19、GAS5などの選択された長鎖非コードRNA(lncRNA)について分析されます。 これらの転写産物は、PRC2関連メカニズムを介した運動ニューロン発達とクロマチン調節に関与しています。 それらの発現変化は、SMAにおける集中的な理学療法の神経生理学的効果を反映する潜在的なバイオマーカーとして機能する可能性があります。
本研究は、チェコ共和国プラハのチャールズ大学第三医学部の倫理委員会によって審査・承認されました。 介入は短期間で、リスクが低く、非薬物的であるため、正式なデータ監視委員会は必要ありませんでした。 本研究の結果は、SMAの理学療法治療に関するエビデンスに基づく推奨事項に貢献し、運動機能改善の分子的相関に関する洞察を提供することが期待されています。
研究の種類
研究の種類
入学 (推定)
入学
段階
段階
- 適用できない
連絡先と場所
研究連絡先
研究連絡先
- 名前:Kamila Rasova, professor
- 電話番号:+420 604 511 416
- メール:kamila.rasova@lf3.cuni.cz
研究連絡先のバックアップ
- 名前:Katerina Marikova, master
- 電話番号:+420 607 616 104
- メール:katerina.marikova@3lf.cuni.cz
研究場所
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Bohuslavice、チェコ、58856
- Mirákl Hippotherapy Center
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Jihlava、チェコ、58601
- College of Polytechnics Jihlava
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Prague、チェコ、10000
- Department of Medical Genetics, Third Faculty of Medicine, Charles University
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Prague、チェコ、10000
- Third Faculty of Medicine, Charles University
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参加基準
適格基準
適格基準
就学可能な年齢
- 子
健康ボランティアの受け入れ
説明
参加基準:
- 2歳から9歳までの年齢
- 脊髄性筋萎縮症(SMA)タイプI、II、またはIIIの臨床診断
- 登録前少なくとも6ヶ月間の安定した健康状態
- 研究手順に参加できる能力
- 親または法定後見人による書面によるインフォームド・コンセントの提供
除外基準:
- 股関節脱臼
- 馬または馬舎環境に対する既知のアレルギー
- 馬介在理学療法への参加を妨げる重度の馬恐怖症
研究者の判断により、研究への安全な参加を妨げるその他の医学的状態
研究計画
研究はどのように設計されていますか?
デザインの詳細
- 主な目的:処理
- 割り当て:ランダム化
- 介入モデル:クロスオーバー割り当て
- マスキング:ダブル
アーム数
武器と介入
参加者グループ / アーム参加者グループ / アーム |
介入・治療介入・治療 |
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実験的:シーケンスA
参加者はまず、NEUROEQUIP-SMA(馬介在療法に基づく神経固有受容促進・抑制療法)を6日間連続で受け、その後6週間から3ヶ月のウォッシュアウト期間を経て、標準的な個別外来神経固有受容促進・抑制療法(SMA-SOC-N)を6日間連続で受けます。
各フェーズには標準化されたセラピューティック・グルーミングが含まれます。
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神経固有受容促進および抑制の原理を応用した馬介在理学療法。
認定理学療法士および訓練を受けた馬のリーダーの監督下で、6日間連続して1日2回、15分間実施されます。
この介入は、馬のリズミカルな三次元運動を利用して動的固有受容、前庭、触覚刺激を生成し、生理学的姿勢反応と協調筋連鎖を活性化させます。
目的は、脊髄性筋萎縮症の小児における体幹安定性、呼吸制御、運動対称性、機能的運動協調性を改善することです。
この療法は、制御された馬介在環境で実施され、手動促進と特定の体位を用いて神経興奮性を調整し、神経筋機能を向上させます。
他の名前:
神経固有受容促進と抑制に基づく標準化外来理学療法プログラムで、連続6日間、1日30分間実施されます。
臨床環境で経験豊富な理学療法士が提供するこの介入には、能動的および補助的運動練習、呼吸法、ストレッチ、姿勢矯正、拘縮予防・可動域維持・体幹・呼吸制御支援のためのポジショニング戦略が含まれます。
この療法は、標的化した求心性刺激を適用して運動ニューロン興奮性を調節し、運動単位の随意活性化を改善します。
このアプローチはSMAリハビリテーションの国際基準に従い、姿勢アライメントの最適化、運動効率、全体的な運動パフォーマンスに焦点を当てています。
他の名前:
構造化された馬ケア活動は、馬との相互作用による心理社会的および環境的影響をコントロールするために、両方の治療期間に含まれています。
治療的グルーミングは、セラピストの監督の下、1日1回約20分行われ、安全で支援的な環境で、ガイド付きのブラッシング、触覚的接触、馬とのコミュニケーションを含みます。
この活動は、感覚統合、身体認識、感情調節を促進し、子供がその後の馬介在療法セッションに備えるのを助けます。
主要な治療法ではありませんが、研究群全体で環境曝露を標準化し、理学療法的介入に参加する子供たちの快適さ、動機付け、関与をサポートします。
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実験的:シーケンスB
参加者は最初、神経固有受容促進および抑制(SMA-SOC-N)に基づく6日間の標準的な個別外来理学療法を受け、その後6〜12週間のウォッシュアウト期間を経て、神経固有受容促進および抑制(NEUROEQUIP-SMA)に基づく6日間の馬介在理学療法を受けます。
各フェーズには標準化された治療的グルーミング要素が含まれます。
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神経固有受容促進および抑制の原理を応用した馬介在理学療法。
認定理学療法士および訓練を受けた馬のリーダーの監督下で、6日間連続して1日2回、15分間実施されます。
この介入は、馬のリズミカルな三次元運動を利用して動的固有受容、前庭、触覚刺激を生成し、生理学的姿勢反応と協調筋連鎖を活性化させます。
目的は、脊髄性筋萎縮症の小児における体幹安定性、呼吸制御、運動対称性、機能的運動協調性を改善することです。
この療法は、制御された馬介在環境で実施され、手動促進と特定の体位を用いて神経興奮性を調整し、神経筋機能を向上させます。
他の名前:
神経固有受容促進と抑制に基づく標準化外来理学療法プログラムで、連続6日間、1日30分間実施されます。
臨床環境で経験豊富な理学療法士が提供するこの介入には、能動的および補助的運動練習、呼吸法、ストレッチ、姿勢矯正、拘縮予防・可動域維持・体幹・呼吸制御支援のためのポジショニング戦略が含まれます。
この療法は、標的化した求心性刺激を適用して運動ニューロン興奮性を調節し、運動単位の随意活性化を改善します。
このアプローチはSMAリハビリテーションの国際基準に従い、姿勢アライメントの最適化、運動効率、全体的な運動パフォーマンスに焦点を当てています。
他の名前:
構造化された馬ケア活動は、馬との相互作用による心理社会的および環境的影響をコントロールするために、両方の治療期間に含まれています。
治療的グルーミングは、セラピストの監督の下、1日1回約20分行われ、安全で支援的な環境で、ガイド付きのブラッシング、触覚的接触、馬とのコミュニケーションを含みます。
この活動は、感覚統合、身体認識、感情調節を促進し、子供がその後の馬介在療法セッションに備えるのを助けます。
主要な治療法ではありませんが、研究群全体で環境曝露を標準化し、理学療法的介入に参加する子供たちの快適さ、動機付け、関与をサポートします。
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この研究は何を測定していますか?
主要な結果の測定
主要な結果の測定
結果測定 |
メジャーの説明 |
時間枠 |
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フィラデルフィア小児病院乳幼児神経筋疾患検査
時間枠:6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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神経筋疾患を有する乳児の運動機能を評価するために使用される臨床評価ツールは、特定の動作を遂行する能力を測定し、運動障害の重症度を評価します。
測定値は試験中に記録され、その後2名の独立した理学療法士によって評価されます。
スコアは0から64の範囲で、高いスコアはより良好な運動機能を示します。
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6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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二次結果の測定
二次結果の測定
結果測定 |
メジャーの説明 |
時間枠 |
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選択されたlncRNAの相対的発現量の変化
時間枠:6日間の介入開始前のベースライン測定、介入終了後28日経過後のフォローアップ測定。
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末梢血中の事前定義された長鎖非コードRNA(lncRNA)パネルの相対発現量を、定量的PCRで測定し、参照遺伝子で正規化したもの。
報告目的のために、事前定義されたlncRNAパネル全体の平均倍数変化が計算され、単一の結果値として報告されます。
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6日間の介入開始前のベースライン測定、介入終了後28日経過後のフォローアップ測定。
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表面筋電図信号の中央周波数の変化
時間枠:6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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標準化された反復運動課題中に外腹斜筋から記録された表面筋電図(sEMG)信号の中央周波数。
繰り返し収縮にわたる中央周波数値の低下は、筋効率の改善と疲労の軽減を示します。
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6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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トランクコントロール測定尺度(TCMS)
時間枠:6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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トランクコントロール測定尺度(TCMS)は、静的および動的座位バランス課題における体幹コントロールを評価する臨床評価ツールです。
体幹の選択的運動コントロールと上下肢セグメント間の協調性を測定します。
主に脳性麻痺の児童で検証されていますが、SMAなどの他の神経運動障害を持つ児童の姿勢コントロール評価にも使用されます。
総合スコアは0から58の範囲で、スコアが高いほど体幹コントロールが良好であることを示します。
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6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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体幹制御の分節的評価(SATCo)
時間枠:6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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セグメンタル・アセスメント・オブ・トランク・コントロール(SATCo)は、座位における最高レベルの体幹セグメント制御を特定するために設計された標準化テストです。
これは、7つの体幹支持レベルにおける静的、能動的、および反応的制御を評価します。
元々は脳性麻痺の子供向けに開発されましたが、他の小児神経運動集団でも体幹安定性と姿勢発達を評価するために使用されています。
スコアは0から20の範囲で、高いスコアはより良い体幹制御を示します。
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6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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Motor Function Measure-20 (MFM-20)
時間枠:6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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Motor Function Measure-20(MFM-20)は、2~7歳の神経筋疾患を有する小児の運動技能を評価する、検証済みの定量的尺度です。
20項目を含み、立位、移乗、体軸および近位運動機能、遠位運動制御をカバーしています。
総合スコアは最大可能スコアのパーセンテージで表され、スコアが高いほど運動能力が優れていることを示します。
MFM-20は、SMAおよびデュシェンヌ型筋ジストロフィーで検証されており、経時的な変化に敏感です。
スコアは0~100%の範囲で、スコアが高いほど運動機能が良好であることを示します。
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6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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機能性到達テスト(FRT)
時間枠:6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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機能的リーチテスト(FRT)は、個人が固定された支持基底を維持しながら、腕の長さを超えて前方に到達できる最大距離を評価する、動的な座位または立位バランスの簡便で検証済みの測定方法です。
これは、SMAを含む様々な神経運動疾患を有する小児における体幹安定性とバランス制御の信頼できる指標です。
より長い到達距離は、より優れた動的姿勢制御とバランス性能を示します。
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6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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下肢選択的制御(SCALE)
時間枠:6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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SCALEテストは、下肢の選択的自発運動制御を評価するために用いられる標準化された臨床試験です。
各下肢について5つの課題中に関節運動を分離する能力を評価します。
各関節運動は0から2のスコアで評価され、総合スコアが高いほど選択的運動制御が優れていることを示します。
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6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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胴体回旋角度の変化
時間枠:6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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座位での標準的な前屈姿勢で測定される体幹回旋角度(ATR)。
平均ATR値は繰り返し測定から計算され、単一のアウトカム値として報告されます。
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6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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1秒間の努力性呼気量(FEV₁)の変化
時間枠:6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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標準的なスパイロメトリーにより測定された1秒量(FEV₁)。
数値が高いほど肺機能が良好であることを示します。
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6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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身体マーカーの最大変位の変化
時間枠:6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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座位で実施される標準化されたリーチング課題中に、事前に定義された身体マーカーの初期位置からの最大変位。変位値が大きいほど、重心の制御が改善されていることを示す。
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6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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腹式呼吸指数の変化
時間枠:6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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深呼吸時に腰椎レベル(L4)でのマーカー変位と胸部レベルでの変位の比率として計算される腹部呼吸指数。
値が高いほど、腹部呼吸の寄与が大きいことを示します。
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6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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協調的な体幹および頸椎運動の持続時間の変化
時間枠:6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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標準化された反復上肢課題を座位で行う際の、体幹と頸椎の協調運動の持続時間。
代償的な頸椎伸展なしに長い持続時間は、協調性の向上を示します。
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6日間の介入開始前のベースライン測定、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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生活の質に関する質問票
時間枠:6日間の介入開始前のベースライン測定、介入終了後28日経過後のフォローアップ測定。
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SMAの患児の親は、リハビリテーションの開始時と終了後28日目に特別なアンケートを記入します。
ICFスコアセット、特に「脳性麻痺の子供(6歳未満)簡易版」カテゴリーのICFベース文書フォームを使用して、生活の質を評価します。
スコアが高いほど、機能と生活の質が良好であることを示します。
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6日間の介入開始前のベースライン測定、介入終了後28日経過後のフォローアップ測定。
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小児生活の質インベントリー汎用コア尺度 (PedsQL™)
時間枠:6日間の介入開始前のベースライン測定、介入終了後28日後のフォローアップ測定。
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この評価ツールは、小児における健康関連の生活の質を評価するために設計されており、4つの領域(身体的、感情的、社会的、学校での機能)にわたる23項目で構成されています。
それは、認識された生活の質の経時的変化を監視し、臨床的およびリハビリテーション的介入の有効性を評価するために使用されます。
スコアは0から100の範囲で、より高いスコアはより良い健康関連の生活の質を示します。
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6日間の介入開始前のベースライン測定、介入終了後28日後のフォローアップ測定。
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ビデオベース運動機能スコアの変化
時間枠:6日間の介入開始前のベースライン測定、介入終了後28日後のフォローアップ測定。
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2名の独立した理学療法士による家庭用ビデオ記録の標準化された評価から導出された運動機能スコア。
このスコアは、子供の動きの質と範囲を反映しています。
スコアは1から21の範囲で、より高いスコアはより良い運動機能を示します。
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6日間の介入開始前のベースライン測定、介入終了後28日後のフォローアップ測定。
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ストレングス・アンド・ディフィカルティーズ・アンケート(SDQ)
時間枠:6日間の介入開始前のベースライン測定、28日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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SDQは、感情的症状、行為上の問題、多動性/不注意、仲間関係の問題、向社会的行動の5つの領域にわたる心理的特性を評価する、広く使用されている行動スクリーニングツールです。
2歳から17歳の子供に適しており、心理社会的ウェルビーイング全体を反映する総合困難度スコアを提供します。
元々は一般小児集団で検証されましたが、慢性疾患や神経筋疾患を有する子供の健康状態に関連する情緒的・社会的適応を評価するためにも成功裏に適用されています。
スコアは0から40の範囲で、高いスコアはより大きな行動的・情緒的困難を示します。
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6日間の介入開始前のベースライン測定、28日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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ピーク呼気流量(PEF)の変化
時間枠:6日間の介入開始前のベースライン測定と、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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標準的なスパイロメトリーで測定したピーク呼気流量(PEF)。
数値が高いほど肺機能が良好であることを示します。
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6日間の介入開始前のベースライン測定と、6日間の介入終了後のフォローアップ測定。
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協力者と研究者
捜査官
捜査官
- 主任研究者:Katerina Marikova, master、Charles University, Czech Republic
出版物と役立つリンク
一般刊行物
- Lemke D, Rothwell E, Newcomb TM, Swoboda KJ. Perceptions of equine-assisted activities and therapies by parents and children with spinal muscular atrophy. Pediatr Phys Ther. 2014 Summer;26(2):237-44. doi: 10.1097/PEP.0000000000000027.
- Pantera E, Froment P, Vernay D. Does Hippotherapy Improve the Functions in Children with Cerebral Palsy? Systematic Review Based on the International Classification of Functioning. J Integr Complement Med. 2022 Sep;28(9):705-720. doi: 10.1089/jicm.2021.0417. Epub 2022 Jun 7.
- Rasova K, Buckova B, Prokopiusova T, Prochazkova M, Angel G, Markova M, Hruskova N, Stetkarova I, Spanhelova S, Mares J, Tintera J, Zach P, Musil V, Hlinka J. A Three-Arm Parallel-group Exploratory Trial documents balance improvement without much evidence of white matter integrity changes in people with multiple sclerosis following two months ambulatory neuroproprioceptive "facilitation and inhibition" physical therapy. Eur J Phys Rehabil Med. 2021 Dec;57(6):889-899. doi: 10.23736/S1973-9087.21.06701-0. Epub 2021 Feb 10.
- Trenkle J, Brugman J, Peterson A, Roback K, Krosschell KJ. Filling the gaps in knowledge translation: Physical therapy recommendations for individuals with spinal muscular atrophy compared to standard of care guidelines. Neuromuscul Disord. 2021 May;31(5):397-408. doi: 10.1016/j.nmd.2021.02.011. Epub 2021 Feb 16.
- Mercuri E, Sumner CJ, Muntoni F, Darras BT, Finkel RS. Spinal muscular atrophy. Nat Rev Dis Primers. 2022 Aug 4;8(1):52. doi: 10.1038/s41572-022-00380-8.
- Voight S, Arya K. Considerations for Treatment in Clinical Care of Spinal Muscular Atrophy Patients. Children (Basel). 2024 Apr 20;11(4):495. doi: 10.3390/children11040495.
- Shin HI. Rehabilitation Strategies for Patients With Spinal Muscular Atrophy in the Era of Disease-Modifying Therapy. Ann Rehabil Med. 2024 Aug;48(4):229-238. doi: 10.5535/arm.240046. Epub 2024 Aug 30.
研究記録日
主要日程の研究
研究開始 (推定)
研究開始
一次修了 (推定)
一次修了
研究の完了 (推定)
研究の完了
試験登録日
最初に提出
最初に提出
QC基準を満たした最初の提出物
QC基準を満たした最初の提出物
最初の投稿 (実際)
最初の投稿
学習記録の更新
投稿された最後の更新 (実際)
投稿された最後の更新
QC基準を満たした最後の更新が送信されました
QC基準を満たした最後の更新が送信されました
最終確認日
最終確認日
詳しくは
本研究に関する用語
その他の研究ID番号
その他の研究ID番号
- 4424
- GAUK 4424/2024 (その他の助成金/資金番号:Charles University)
- SVV 260533/SVV/2024 (その他の助成金/資金番号:Charles University)
- Cooperatio Neurosciences (その他の助成金/資金番号:Charles University)
個々の参加者データ (IPD) の計画
個々の参加者データ (IPD) を共有する予定はありますか?
IPD プランの説明
IPD 共有時間枠
IPD 共有アクセス基準
IPD 共有サポート情報タイプ
- STUDY_PROTOCOL
- SAP
- ICF
医薬品およびデバイス情報、研究文書
米国FDA規制医薬品の研究
米国FDA規制機器製品の研究
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