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メンケス病に対するヒスチジン銅療法

メンケス病における早期ヒスチジン銅療法

メンケス病は、銅の代謝に影響を与える遺伝性疾患です。 この病気の患者は、身体的および精神的に遅れています。 メンケス病は通常、生後 2 ~ 3 か月で初めて発見されます。 この病気を持って生まれた男児は、発育不良、低体温症、発育遅延、発作を起こします。 これらの乳児には、髪や顔の変化などの特徴的な身体的特徴もあります。 女性でも髪や肌の色に変化が見られることがありますが、重大な医学的問題が生じることはめったにありません。

メンケス病の適切な治療には、不可逆的な脳損傷が発生する前に病気を早期に診断し、治療を開始する必要があります。 治療の目的は、胃腸管からの銅の通常の吸収経路をバイパスすることです。 その後、銅は脳細胞に運ばれ、酵素が利用できるようになる必要があります。

ヒスチジン銅は、胃腸管からの吸収を避けるために体内に直接注射できる銅の代替品です。 しかし、研究によると、メンケス病の原因となる遺伝子異常は、銅補充注射によって単純に修正することはできません.

メンケス病の原因となる遺伝子異常は、その重症度がさまざまです。 銅の処理に必要な酵素の生産をある程度可能にする遺伝子異常のある患者は、銅置換による早期治療の恩恵を受ける可能性があります。 しかし、銅代謝に関与する遺伝子に重度の異常がある患者は、銅置換の恩恵を受けない可能性があります。

この研究の目的は、メンケス病患者における初期銅ヒスチジンの効果を評価し、特定の分子欠陥と治療への反応を関連付けることです。

調査の概要

状態

完了

詳細な説明

メンケス病は、進化的に保存された銅輸送 ATPase (ATP7A) をコードする遺伝子の欠陥によって引き起こされる X リンク劣性神経変性疾患です。 この障害の治療戦略を構成する際には、いくつかの問題に対処する必要があります。(a) 影響を受けた乳児を特定し、回復不能な神経変性が発生する前に非常に早い時期に治療を開始する必要があります。(b) 銅の腸管吸収のブロックを回避する必要があります。(c)循環する銅は脳に送達されなければならず、(d) 銅は補因子として銅を必要とする細胞内の酵素に利用可能でなければなりません。

銅注射による非常に早期の発症前の治療は、全生存率の改善と関連しており、一部の患者では、分子の欠陥に基づいて、この障害の通常の自然経過と比較して、神経学的転帰が大幅に改善されています. この研究の目的は、メンケス病と診断された他の新生児に早期の銅治療を継続して提供することです。

研究の種類

介入

入学 (実際)

60

段階

  • フェーズ2
  • フェーズ 1

連絡先と場所

このセクションには、調査を実施する担当者の連絡先の詳細と、この調査が実施されている場所に関する情報が記載されています。

研究場所

    • Maryland
      • Bethesda、Maryland、アメリカ、20892
        • National Institutes of Health Clinical Center, 9000 Rockville Pike

参加基準

研究者は、適格基準と呼ばれる特定の説明に適合する人を探します。これらの基準のいくつかの例は、人の一般的な健康状態または以前の治療です。

適格基準

就学可能な年齢

  • 子
  • 大人
  • 高齢者

健康ボランティアの受け入れ

いいえ

受講資格のある性別

全て

説明

  • 包含基準:

メンケス病が生化学的または分子的根拠で確認され、神経学的症状が存在しない新生児は、この研究への登録に適格です。

除外基準:

診断時に症状があると分類された新たに特定された患者、および軽度の表現型を持つ罹患者は現在、この臨床試験の対象外です。

研究計画

このセクションでは、研究がどのように設計され、研究が何を測定しているかなど、研究計画の詳細を提供します。

研究はどのように設計されていますか?

デザインの詳細

  • 主な目的:処理
  • 割り当て:なし
  • 介入モデル:単一グループの割り当て
  • マスキング:なし(オープンラベル)

武器と介入

参加者グループ / アーム
介入・治療
実験的:ヒスチジン銅

この研究は何を測定していますか?

主要な結果の測定

結果測定
メジャーの説明
時間枠
生後36か月または死亡時の総運動発達(Mos)
時間枠:36か月または死亡
これは、デンバー発達スクリーニング検査 (DDST) I または II に基づいて、特定の年齢 (月単位) で明らかに正常な健康な被験者の年齢に応じた総運動発達について測定されました。 DDST はグリッドを使用して、暦年齢に関連して予想される発達マイルストーンを評価します。
36か月または死亡
36 Mos 生後または死亡時の微細運動適応発達 (Mos)
時間枠:36か月または死亡
これは、デンバー発達スクリーニング検査 (DDST) I または II に基づいて、特定の年齢 (月単位) で見かけ上正常な健康な被験者の年齢に応じた細かい運動発達について測定されました。 DDST はグリッドを使用して、暦年齢に関連して予想される発達マイルストーンを評価します。
36か月または死亡
36 か月齢または死亡時の個人社会的発達 (Mos)
時間枠:36か月または死亡
これは、デンバー発達スクリーニングテスト (DDST) I または II に基づいて、特定の年齢 (月単位) で明らかに正常な健康な被験者の年齢に応じた個人的社会的発達について測定されました。 DDST はグリッドを使用して、暦年齢に関連して予想される発達マイルストーンを評価します。
36か月または死亡
生後 36 か月または死亡時の言語発達 (Mos)
時間枠:36か月または死亡
これは、デンバー発達スクリーニング検査 (DDST) I または II に基づいて、特定の年齢 (月単位) で明らかに正常な健康な被験者の年齢に応じた言語発達について測定されました。 DDST はグリッドを使用して、暦年齢に関連して予想される発達マイルストーンを評価します。
36か月または死亡

二次結果の測定

結果測定
時間枠
3 歳 (または死亡時) の体細胞成長パーセンタイル - 体重パーセンタイル
時間枠:36か月または死亡
36か月または死亡
3 歳 (または死亡時) の体細胞成長パーセンタイル - 長さパーセンタイル
時間枠:36か月または死亡
36か月または死亡
3 歳時 (または死亡時) の身体成長パーセンタイル - 頭囲パーセンタイル
時間枠:36か月または死亡
36か月または死亡

協力者と研究者

ここでは、この調査に関係する人々や組織を見つけることができます。

捜査官

  • 主任研究者:Stephen G Kaler, M.D.、Eunice Kennedy Shriver National Institute of Child Health and Human Development (NICHD)

出版物と役立つリンク

研究に関する情報を入力する責任者は、自発的にこれらの出版物を提供します。これらは、研究に関連するあらゆるものに関するものである可能性があります。

一般刊行物

研究記録日

これらの日付は、ClinicalTrials.gov への研究記録と要約結果の提出の進捗状況を追跡します。研究記録と報告された結果は、国立医学図書館 (NLM) によって審査され、公開 Web サイトに掲載される前に、特定の品質管理基準を満たしていることが確認されます。

主要日程の研究

研究開始

1990年6月1日

一次修了 (実際)

2012年7月1日

研究の完了 (実際)

2013年7月1日

試験登録日

最初に提出

1999年11月3日

QC基準を満たした最初の提出物

1999年11月3日

最初の投稿 (見積もり)

1999年11月4日

学習記録の更新

投稿された最後の更新 (見積もり)

2015年10月30日

QC基準を満たした最後の更新が送信されました

2015年9月29日

最終確認日

2015年9月1日

詳しくは

この情報は、Web サイト clinicaltrials.gov から変更なしで直接取得したものです。研究の詳細を変更、削除、または更新するリクエストがある場合は、register@clinicaltrials.gov。 までご連絡ください。 clinicaltrials.gov に変更が加えられるとすぐに、ウェブサイトでも自動的に更新されます。

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