食道閉鎖症/気管食道瘻 (OA/TOF) で生まれた子供の嚥下、摂食、食事 (SaFE)

この研究は、2 つの独立したプロジェクト (作業パッケージと呼ばれる) で構成されており、その結果を組み合わせて、OA/TOF で生まれた子供に見られる摂食と嚥下の困難を説明します。

作業パッケージ 1: 前向きコホート研究 この研究は、OA/TOF で生まれた子供のグループ (コホート) を生後 1 年まで追跡します。 グレート オーモンド ストリート病院では、OA/TOF のすべての子供が嚥下評価を受けますが、全員が同時に同じ評価を受けるわけではありません。 したがって、病院の記録からの情報を使用することは、このグループの嚥下について学習するための信頼できる方法でも有用な方法でもありません。 コホート研究に参加している子供には、2 つの評価があります。 1 つは生後 2 ～ 4 か月、もう 1 つは生後 8 ～ 10 か月です。 生後 12 か月になったら、何をどのように食べたり飲んだりしているかを観察します。 これにより、嚥下がどのように機能し、それが子供の食べたり飲んだりするものとどのように関係するかについての詳細な情報が得られます.

計画されたコホートは小規模ですが、収集されたデータはこの種のものとしては初めてのものです。 研究者は、高解像度インピーダンス マノメトリー (HRIM) と呼ばれる新しいタイプの嚥下評価を使用します。 この研究により、このテストがどれほど有用で実行可能かを調べることもできます。 この研究の結果は、TOF/OA における嚥下に関する将来の大規模な研究の設計に役立てることができます。

参加には何が含まれますか？ 嚥下評価ごとに、子供は半日の病院訪問を受けます。 この評価には、ビデオ蛍光透視法/バリウム嚥下と呼ばれる現在の「ゴールド スタンダード」検査と、新しい検査である HRIM が含まれます。 1歳になると電話鑑定があります。

高解像度インピーダンス マノメトリーは、OA/TOF コホートの嚥下を、「正常な」嚥下を持つ子供からすでに収集されているデータと比較します。 これにより、以下に関する新しい情報が得られます。

• 飲み込む筋肉の圧力の違い。
• 筋肉の動きの調整の違い。
• これらの違いが喉と食物管を通る食物と液体の動きにどのように影響するか.

HRIM は、ビデオ透視 / バリウム嚥下と並行して実施されます。 ビデオ蛍光透視法/バリウム嚥下は、小児で最も一般的に使用される嚥下評価です。 次の目的で使用されます。

• 嚥下のタイミングと調整を評価します。
• 嚥下困難を引き起こしている可能性のある解剖学的な違いを特定します。
• HRIM から入手できる新しい情報と比較するために、現在の「ゴールド スタンダード」の飲み込み評価からの情報を提供してください。 これは、将来両方の評価が必要かどうかを理解するのに役立ちます。

OA/TOF で生まれた子供の嚥下が経時的に変化するかどうかを調べたこれまでの研究はありません。 2 ～ 4 か月および 8 ～ 10 か月で評価を実施することにより、治験責任医師は次のことを行います。

• 牛乳の飲用と離乳食を評価できる。
• 嚥下圧が経時的に変化するかどうかを調べます。
• 子供を複数回評価することが重要かどうかを判断します。 この研究の最後の部分では、子供が 1 歳のときに、家族が自宅で 3 日間の食事日記を完成させます。
• これは、親が子供が食べたり飲んだりしたもの、食事にかかった時間、問題がなかったかどうかを記録する簡単な紙の日記です。
• たとえば、朝食: つぶしたバナナと牛乳、1/2 カップの水を含むウィータビックス 1 つに 25 分かかりました。 簡単に食べました。
• 食事日記は、郵送または MyGOSH アプリ (病院メモ システムの親ポータル) を通じて研究チームに返却されます。

完了すると、次の目的で電話が使用されます。

• 研究チームが確実に理解できるように、食品日記のエントリを明確にします。
• 最新の体重と身長を取得します。
• 前回の評価以降、子供が胸部感染症にかかったことがあるかどうかを尋ねます。
• 前回の評価以降、子供が入院したかどうかを尋ねます。 お電話での対応時間は15～30分程度を予定しております。 親が同意すれば、すべての評価の結果が適切な病院および地域の医療チームと共有され、臨床ケアに情報が提供され、飲食に関するサポートが最適化されます。

嚥下評価の分析 ビデオ透視データは、以前の研究で使用されたプロトコルを使用して分析されます (McGrattan et al, 2018; McGrattan et al, 2019)。 それは、子供の嚥下の 11 成分の詳細な分析を含みます。 高解像度インピーダンス マノメトリー データは、「スワロー ゲートウェイ」と呼ばれるオンライン ソフトウェアを使用して分析されます。 データは匿名でアップロードされます。 ソフトウェアは無料で使用できます。 これにより、ツバメの上部（口と喉）の 17 成分とツバメの下部（食管）の 14 成分に関する情報が得られます。

すべての嚥下データは、平均、カウント、およびパーセンテージを使用して要約されます。 調査に参加した子供の数を考えると、研究者は結果が OA/TOF のすべての子供に適用可能であると推測する統計分析を実行しません。

作業パッケージ 2: 親の経験に関する混合法研究 この研究では、給餌を確立することが親に与える影響を調査します。 調査の最初の部分では、オンライン フォーラム (Facebook 経由) を使用して、子供が食事を学ぶのを手伝っているときに親が直面する問題を理解します。 これには、母乳または哺乳瓶での授乳、ピューレまたは離乳食への移行、そして家族向けの食事への移行が含まれます。 フォーラムから得られた情報は、アンケートの設計に使用されます。 アンケートは、これらの問題がどれほど一般的であるか、親への影響を多かれ少なかれ重大にする要因があるかどうか、特に困難な時点があるかどうかについて、より深く理解するのに役立ちます.

オンラインフォーラム

近年、オンライン ソーシャル ネットワークは、健康を必要とする子どもとそうでない子どもを持つ親にとって、ますます重要な支援源になっています。 質問をしたり、意見やアイデアを共有したりするための迅速かつ簡単な手段を提供します。 以前の研究では、オンライン フォーラムを実施することが、親の経験を理解するための有効な方法であることがわかっています (Wray et al, 2018)。 多くの理由から、健康を必要とする子供の親に適しています。

• 保護者の方は、都合のよい時間・場所でご参加いただけます。
• 参加者はすべての質問に答える必要はありません。 したがって、親は自分が望む、またはできる限り多くの時間を与えることも、少なくすることもできます。
• 保護者は、参加するためにどこかに旅行する必要はありません。 これは、地理的に離れた場所にいる人々が参加できることを意味します。
• 保護者は、参加するために追加のチャイルドケアを必要としません。
• おなじみのフォーマットです。 多くの親は、このように質問をしたり、質問に答えたりすることに慣れています。 以前の調査では、参加者はオンライン フォーラムが情報を共有する快適な場所であると感じていることがわかっています。
• 参加者は議論の方向性に影響を与え、調査される問題が参加者にとって最も重要なものであることを確実にし、研究者のバイアスのリスクを軽減します。

オンライン フォーラムは、Wray et al (2018) によって説明された方法を使用して実施されます。 これは、英国の OA/TOF 支援グループである「TOFS」の既存の Facebook ページを通じて実施されます。 別の「クローズド」グループは、研究プロジェクトの目的のために特別に作成されます。 フォーラムは、750 ポンドの合意された料金で「TOFS」管理チームによってモデレートされます。 この管理者は、研究チームと協力して作成された標準的な運用手順に従って、フォーラムの日常的な運営とモデレートを担当します。 これには、不適切または攻撃的なメッセージや問題を抱えているユーザーを管理するためのプロセス、およびフォーラムを運営するための手順が含まれます。

質問と調査ガイドは、利用可能な文献、一般参加活動によって提起されたトピック、および 3 人の保護者、栄養士、言語療法士、外科医、および専門の看護師で構成される研究運営グループから生成されます。

質問は一度に 1 つずつフォーラムに投稿され、受信した回答によって決定される順序と調査が行われます。

データ分析 毎週、フォーラムのモデレーターから研究チームに完全なトランスクリプトが送信されます。 彼らは、名前を研究番号に置き換えることにより、回答が匿名であることを保証します。

フォーラムが完了すると、テーマ分析と呼ばれるプロセスを使用してデータが分析されます。 これには以下が含まれます。

1. データの習熟: 興味深い点または重要な点の特定
2. データのコーディング: 要点の要約
3. 類似コードのカテゴリへの統合
4. 包括的なテーマへのカテゴリーの統合
5. 合意されたテーマに到達するためのコンセンサス ディスカッション このプロセスは、研究者のバイアスの影響を最小限に抑えるために、研究チームの 3 人のメンバーと保護者の代表者によって実施されます。 これらのテーマは、提起された問題の蔓延を調査するためのアンケートを作成するために使用されます。

アンケート オンライン フォーラムで特定されたテーマからアンケートを作成し、これらの問題が 0 ～ 5 歳の子供の親にどの程度一般的であるか、および重要な時点があるかどうかを理解します。 オンライン フォーラムよりも多くの保護者を対象としています。 アンケートの作成には、オンライン フォーラムからの結果が必要であるため、将来、承認のために修正案が提出されます。

調査員は、すでに開発および検証されているオンライン フォーラム内のテーマを捉えたアンケートを使用することを目指しています。 たとえば、親の不安や食事時の行動に関するアンケートです。 プロジェクト運営グループは、可能なアンケートを検討します。 関連性と重要性の議論は、最終的なアンケートの選択を通知するために簡単に完了することができます。 重要なテーマを捉えるための適切なアンケートがない場合は、具体的な質問が作成されます。 アンケートは、読みやすく、長すぎず、できるだけ簡単に記入できるように試験的に作成されます。 保護者からのアドバイスに従って、アンケートはオンラインおよびモバイルに最適化されます。 必要に応じて、紙のバージョンが利用可能になります。

子供の年齢、病状、授乳方法 (経口または経管)、世帯構成員、アクセスした公式および非公式の支援サービスへのアクセスに関する情報が収集されます。 名前は収集されません。

情報はどのように分析されますか？ アンケートが選択されると、分析が確定します。 子供の年齢、診断、サポートへのアクセスの重要性を理解するための統計分析が期待されています。