先天性食管闭锁/气管食管瘘 (OA/TOF) 患儿的吞咽、喂养和进食 (SaFE)

本研究由两个独立的项目（描述为工作包）组成，其结果将结合起来描述先天性 OA/TOF 儿童的进食和吞咽困难。

工作包一：前瞻性队列研究 该研究将跟踪一组出生时患有 OA/TOF 的儿童（一个队列）到他们出生后的第一年。 在大奥蒙德街医院，所有患有 OA/TOF 的儿童都进行了吞咽评估，但并非所有儿童都在同一时间进行了相同的评估。 因此，使用医院记录中的信息并不是了解该群体吞咽情况的可靠或有用的方法。 参加队列研究的儿童将接受两项评估；一只在 2-4 个月大，一只在 8-10 个月大。 他们将在他们 12 个月大时接受随访，了解他们的饮食情况和方式。 这将提供有关吞咽如何工作以及它与儿童饮食的关系的详细信息。

虽然计划的队列很小，但收集的数据将是同类中的第一个。 研究人员将使用一种新型的吞咽评估，称为高分辨率阻抗测压法 (HRIM)。 该研究还将使我们能够探索该测试的有用性和可行性。 这项研究的结果可用于帮助设计未来更大规模的 TOF/OA 吞咽研究。

参与会涉及什么？ 对于每次吞咽评估，儿童将进行半天的医院访问。 评估将涉及我们当前的“黄金标准”测试，称为视频透视/钡餐和新测试 HRIM。 一岁会有电话复习。

高分辨率阻抗测压法将 OA/TOF 队列的吞咽与已经从“正常”吞咽儿童收集的数据进行比较。 这将提供有关以下方面的新信息：

• 吞咽肌肉压力的差异。
• 肌肉运动协调性的差异。
• 这些差异如何影响食物和液体通过喉咙和食物管道的运动。

HRIM 将与电视透视/钡餐一起进行。 电视透视/钡剂吞咽是儿童最常用的吞咽评估。 它将用于：

• 评估吞咽的时间和协调性。
• 确定可能导致吞咽困难的任何解剖学差异。
• 提供我们当前“黄金标准”吞咽评估的信息，以与 HRIM 提供的新信息进行比较。 这将有助于我们了解将来是否需要进行这两项评估。

之前没有研究调查出生时患有 OA/TOF 的儿童的吞咽是否会随时间发生变化。 通过在 2-4 个月和 8-10 个月时进行评估，研究人员将：

• 能够评估牛奶饮用和断奶食品。
• 调查吞咽压力是否随时间变化。
• 确定对儿童进行多次评估是否重要。 这项研究的最后一部分将涉及家庭在孩子一岁时在家完成为期三天的食物日记。
• 这是一本简单的纸质日记，家长可以在上面记录孩子吃什么喝什么、吃饭用了多长时间以及他们是否有任何困难。
• 例如，早餐：1 weetabix 加香蕉泥和牛奶，½ 杯水，用时 25 分钟。 吃得很轻松。
• 食物日记通过邮寄或通过 MyGOSH 应用程序（医院笔记系统的父门户）返回给研究团队。

完成后，电话将用于：

• 澄清食物日记条目，以确保研究团队理解它们。
• 获取最近的体重和身高。
• 询问孩子自上次评估以来是否有任何胸部感染。
• 询问孩子自上次评估后是否入院。 电话通话预计需要 15-30 分钟。 如果家长同意，所有评估的结果将与相应的医院和社区医疗团队共享，以告知临床护理并优化在饮食方面提供的支持。

吞咽评估分析 视频透视数据将使用先前研究中使用的协议进行分析（McGrattan 等人，2018 年；McGrattan 等人，2019 年）。 它涉及对孩子吞咽的11种成分的详细分析。 高分辨率阻抗测压数据将使用称为“燕子网关”的在线软件进行分析。 数据是匿名上传的。 该软件可免费使用。 这将提供有关燕子上部（嘴和喉咙）的 17 个组件和燕子下部（食管）的 14 个组件的信息。

所有吞咽数据将使用平均值、计数和百分比进行汇总。 考虑到研究中的儿童人数，研究人员不会进行统计分析来推断结果适用于所有患有 OA/TOF 的儿童。

工作包二：家长体验的混合方法研究 本研究将调查确定喂养方式对家长的影响。 该研究的第一部分将使用在线论坛（通过 Facebook）来了解父母在帮助孩子学习喂养时面临的问题。 这将包括母乳或奶瓶喂养，转向泥状或断奶食品，然后转向家庭食品。 从论坛中获得的信息将用于设计问卷。 调查问卷将让您更深入地了解这些问题有多普遍，是否有因素使对父母的影响或多或少，以及是否有特别具有挑战性的时间点。

在线论坛

近年来，在线社交网络已成为对有或没有健康需求的孩子的父母来说越来越重要的支持来源。 它们提供了一种快速简便的方式来提问和分享意见和想法。 先前的研究发现，开展在线论坛是了解父母经历的一种成功方式（Wray 等人，2018 年）。 由于多种原因，它对有健康需求的孩子的父母有好处：

• 家长可以在方便的时间和地点参加。
• 参与者不必回答每个问题。 因此，父母可以根据自己的意愿或能力给予尽可能多或尽可能少的时间。
• 父母不必去任何地方参加。 这意味着地处偏远地区的人们可以参与。
• 父母不需要额外的托儿服务即可参加。
• 这是一种熟悉的格式。 许多家长习惯于这样提问或回答问题。 先前的研究发现参与者发现在线论坛是共享信息的舒适场所。
• 参与者影响讨论的方向，可以说确保所探讨的问题对参与者来说是最重要的，从而降低研究人员偏见的风险。

在线论坛将使用 Wray 等人（2018 年）描述的方法进行。 它将通过其现有的 Facebook 页面与英国 OA/TOF 支持小组“TOFS”一起开展。 将专门为研究项目的目的创建一个单独的“封闭”小组。 该论坛将由“TOFS”管理团队主持，商定费用为 750 英镑。 该管理员将根据与研究团队合作制定的标准操作程序，负责论坛的所有日常运行和管理。 这将包括管理不当或冒犯性消息和困扰用户的流程，以及运行论坛的程序。

问题和探索指南将从现有文献、公众参与活动提出的主题和研究指导小组中产生，研究指导小组由三位家长、一名营养师、一名言语和语言治疗师、一名外科医生和一名专科护士组成。

问题将一次一个地提交到论坛，并根据收到的回复确定顺序和探索。

数据分析 论坛版主每周都会向研究团队发送一份完整的成绩单。 他们将通过用研究编号替换姓名来确保匿名回答。

论坛结束后，将使用称为主题分析的过程对数据进行分析。 这涉及：

1. 数据熟悉：识别有趣或重要的点
2. 数据编码：要点的总结
3. 将相似代码集成到类别中
4. 将类别整合到总体主题中
5. 达成一致主题的共识讨论 此过程将由研究团队的三名成员和一名家长代表进行，以确保将研究人员偏见的影响降至最低。 这些主题将用于制定调查问卷，以探讨所提出问题的普遍性。

调查问卷 将根据在线论坛确定的主题制定调查问卷，以了解这些问题在 0-5 岁儿童父母中的普遍程度以及是否存在关键时间点。 它将针对比在线论坛更多的家长。 问卷开发需要在线论坛的结果，因此将在未来提交修正案以供批准。

调查人员的目标是使用问卷调查来捕捉在线论坛中已经开发和验证的主题。 例如，关于父母焦虑或进餐时间行为的问卷调查。 项目指导小组将审查可能的调查问卷。 相关性和重要性的讨论将与完成的难易程度相结合，为最终的问卷选择提供信息。 在没有合适的问卷来捕捉重要主题的情况下，将制定具体问题。 将对调查问卷进行试点，以确保它们可读性强、不会太长并且尽可能容易完成。 根据家长的建议，问卷将在线和移动优化。 如果需要，将提供纸质版本。

将收集有关儿童年龄、医疗状况、喂养方式（口服或管饲）、家庭成员以及获得正式和非正式支持服务的信息。 名字不会被收集。

将如何分析这些信息？ 一旦选择了问卷，分析将最终完成。 预计将进行统计分析以了解儿童年龄、诊断和获得支持的重要性。