Synke, fodre og spise hos børn født med esophageal atresi/trache-oesophageal fistel (OA/TOF) (SaFE)

Denne undersøgelse består af to selvstændige projekter (beskrevet som arbejdspakker), hvis resultater vil blive kombineret for at beskrive ernærings- og synkebesvær set hos børn født med OA/TOF.

Arbejdspakke 1: Prospektiv kohorteundersøgelse Denne undersøgelse vil følge en gruppe børn (en kohorte) født med OA/TOF gennem deres første leveår. På Great Ormond Street Hospital får alle børn med OA/TOF synkevurderinger, men ikke alle har de samme vurderinger på samme tid. Derfor er brug af information fra hospitalets journaler ikke en pålidelig eller nyttig måde at lære om synke i denne gruppe. Børn, der deltager i kohorteundersøgelsen, vil have to vurderinger; en ved 2-4 måneder og en ved 8-10 måneders alderen. De vil blive fulgt op, når de er 12 måneder gamle for at se, hvad og hvordan de spiser og drikker. Dette vil give detaljerede oplysninger om, hvordan synke virker, og hvordan det hænger sammen med, hvad et barn spiser og drikker.

Selvom den planlagte kohorte er lille, vil de indsamlede data være de første af sin slags. Efterforskerne vil bruge en ny type synkevurdering, kaldet high resolution impedance manometry (HRIM). Undersøgelsen vil også give os mulighed for at undersøge, hvor nyttig og gennemførlig denne test er. Resultaterne af denne undersøgelse kan bruges til at hjælpe med at designe fremtidige, større undersøgelser af synke i TOF/OA.

Hvad vil deltagelse indebære? For hver synkevurdering vil børn have et halvdags hospitalsbesøg. Vurderingen vil involvere vores nuværende 'guldstandard'-test kaldet en videofluoroskopi/barium-svale og den nye test, HRIM. Der vil være telefongennemgang ved et års alderen.

Højopløsningsimpedansmanometri vil sammenligne synkning af OA/TOF-kohorten med data, der allerede er blevet indsamlet fra børn med 'normal' synkning. Dette vil give ny information om:

• Forskelle i svalemuskeltryk.
• Forskelle i koordineringen af ​​muskelbevægelser.
• Hvordan disse forskelle påvirker bevægelsen af ​​mad og væske gennem halsen og madrøret.

HRIM vil blive udført sammen med en videofluoroskopi/bariumsluge. Videofluoroskopi/bariumsvale er den mest anvendte synkevurdering hos børn. Det vil blive brugt til:

• Vurder timingen og koordineringen af ​​synkning.
• Identificer eventuelle anatomiske forskelle, der kan forårsage synkebesvær.
• Giv oplysninger fra vores nuværende 'guldstandard'-svalevurdering for at sammenligne med den nye information, der er tilgængelig fra HRIM. Dette vil hjælpe os med at forstå, om begge vurderinger er nødvendige i fremtiden.

Ingen tidligere forskning har undersøgt, om synke ændrer sig over tid hos børn født med OA/TOF. Ved at udføre vurderinger efter 2-4 måneder og 8-10 måneder vil efterforskerne:

• Kunne vurdere mælkedrik og fravænningsmad.
• Undersøg om svaletrykket ændrer sig over tid.
• Afgør, om det er vigtigt at vurdere børn mere end én gang. Den sidste del af denne undersøgelse vil involvere, at familien udfylder en maddagbog derhjemme i tre dage, når deres barn er et år gammelt.
• Dette er en simpel papirdagbog, hvor forældrene noterer, hvad deres barn spiser og drikker, hvor lang tid måltidet tog, og om de havde problemer.
• For eksempel morgenmad: 1 weetabix med moset banan og mælk, ½ kop vand, tog 25 minutter. Spiste let.
• Maddagbogen returneres med posten eller via MyGOSH-appen (forældreportalen til hospitalsnotesystemet) til forskerholdet.

Når et telefonopkald er afsluttet, vil det blive brugt til at:

• Tydeliggør maddagbogsoptegnelserne for at sikre, at de bliver forstået af forskerholdet.
• Få den seneste vægt og højde.
• Spørg, om barnet har haft brystinfektioner siden sidste vurdering.
• Spørg om barnet har været indlagt siden sidste vurdering. Telefonsamtalen forventes at tage op til 15-30 minutter. Hvis forælderen er indforstået, vil resultaterne af alle vurderingerne blive delt med de relevante hospitals- og lokale sundhedsteams for at informere den kliniske pleje og optimere den støtte, der gives omkring spisning og drikke.

Analyse af svalevurderinger Videofluoroskopidata vil blive analyseret ved hjælp af en protokol, der er blevet brugt i tidligere forskning (McGrattan et al, 2018; McGrattan et al, 2019). Det involverer en detaljeret analyse af 11 komponenter af barnets svale. Høj opløsning impedans manometri data vil blive analyseret ved hjælp af online software kaldet 'swallow gateway'. Dataene uploades anonymt. Softwaren er gratis at bruge. Dette vil give oplysninger om 17 komponenter i den øvre del af svalen (mund og svælg) og 14 komponenter i den nederste del af svalen (madrør).

Alle synkedata vil blive opsummeret ved hjælp af gennemsnit, tællinger og procenter. I betragtning af antallet af børn i undersøgelsen vil efterforskerne ikke udføre statistiske analyser, der ville udlede, at resultaterne er anvendelige for alle børn med OA/TOF.

Arbejdspakke to: en blandet metodeundersøgelse af forældres erfaringer. Denne undersøgelse vil undersøge, hvilken effekt etablering af fodring har på forældre. Den første del af undersøgelsen vil bruge et online-forum (via Facebook) til at forstå de problemer, forældre står over for, når de hjælper deres barn med at lære at spise. Dette vil omfatte amning eller flaskemadning, gå videre til pureret eller fravænningsmad og derefter gå videre til familieføde. Oplysningerne fra forummet vil blive brugt til at designe et spørgeskema. Spørgeskemaet vil give en dybere forståelse af, hvor almindelige disse problemer er, om der er faktorer, der gør påvirkningen på forældre mere eller mindre væsentlig, og om der er tidspunkter, der er særligt udfordrende.

Online forum

I de senere år er online sociale netværk blevet stadig vigtigere kilder til støtte for forældre til børn med og uden sundhedsbehov. De giver en hurtig og nem måde at stille spørgsmål og dele meninger og ideer. Tidligere forskning har fundet ud af, at gennemførelsen af ​​et onlineforum er en vellykket måde at forstå forældres oplevelser på (Wray et al, 2018). Det er godt for forældre til børn med sundhedsbehov af en række årsager:

• Forældre kan deltage på et tidspunkt og et sted, der passer dem.
• Deltagerne behøver ikke at svare på alle spørgsmål. Derfor kan forældre give så meget eller så lidt tid, som de ønsker eller kan.
• Forældre behøver ikke rejse nogen steder for at deltage. Det betyder, at folk på geografisk afsidesliggende steder kan deltage.
• Forældre behøver ikke ekstra børnepasning for at deltage.
• Det er et velkendt format. Mange forældre er vant til at stille eller svare på spørgsmål på denne måde. Tidligere forskning har vist, at deltagere finder et onlineforum et behageligt sted at dele information.
• Deltagerne kan påvirke retningen af ​​diskussionen, hvilket uden tvivl sikre, at de undersøgte emner er de, der er vigtigst for dem, der deltager, hvilket reducerer risikoen for forskerbias.

Online-forummet vil blive gennemført ved hjælp af en metode beskrevet af Wray et al (2018). Det vil blive udført i samarbejde med 'TOFS', den britiske støttegruppe for OA/TOF via deres eksisterende Facebook-side. En separat 'lukket' gruppe vil blive oprettet specifikt til formålet med forskningsprojektet. Forummet vil blive modereret af 'TOFS' administrationsteamet for et aftalt gebyr på £750. Denne administrator vil være ansvarlig for al den daglige drift og moderering af forummet i overensstemmelse med en standarddriftsprocedure udviklet i samarbejde med forskerteamet. Dette vil omfatte processer til håndtering af upassende eller stødende beskeder og nødlidende brugere samt procedurer til at drive forummet.

Spørgsmål og en uddybende guide vil blive genereret ud fra tilgængelig litteratur, emner rejst af offentlige involveringsaktiviteter og med studiets styregruppe, bestående af tre forældre, en diætist, en tale- og sprogterapeut, en kirurg og en specialsygeplejerske.

Spørgsmål vil blive stillet til forummet et ad gangen med rækkefølgen og undersøgelsen bestemt af de modtagne svar.

Dataanalyse Hver uge vil en fuldstændig transskription blive sendt af forummoderatoren til forskerholdet. De vil sikre, at svarene er anonyme ved at erstatte navne med et undersøgelsesnummer.

Når forummet er færdigt, vil dataene blive analyseret ved hjælp af en proces kaldet tematisk analyse. Dette involverer:

1. Data familiarisering: identifikation af interessante eller væsentlige punkter
2. Datakodning: et resumé af pointen, der gøres
3. Integration af lignende koder i kategorier
4. Integration af kategorier i overordnede temaer
5. Konsensusdiskussion for at nå frem til aftalte temaer Denne proces vil blive gennemført af tre medlemmer af forskerteamet og en forældrerepræsentant for at sikre, at indflydelsen fra forskerbias minimeres. Disse temaer vil blive brugt til at udvikle et spørgeskema for at undersøge udbredelsen af ​​de rejste spørgsmål.

Spørgeskemaet Et spørgeskema vil blive udviklet ud fra de temaer, der er identificeret i online-forummet for at forstå, hvor almindelige disse problemer er hos forældre til børn i alderen 0-5 år, og om der er kritiske tidspunkter. Det vil være målrettet mod et større antal forældre end online-forummet. Udvikling af spørgeskemaer kræver resultater fra online-forum, derfor vil en ændring blive fremsendt til godkendelse i fremtiden.

Efterforskerne sigter mod at bruge spørgeskemaer, der fanger de temaer i online-forumet, som allerede er udviklet og valideret. For eksempel spørgeskemaer om forældres angst eller måltidsadfærd. Projektstyregruppen vil gennemgå de mulige spørgeskemaer. Diskussion af relevans og vigtighed vil blive kombineret med let udfyldelse for at informere om det endelige spørgeskemavalg. I mangel af et passende spørgeskema til at fange et vigtigt tema, vil specifikke spørgsmål blive udviklet. Spørgeskemaerne vil blive testet for at sikre, at de er læsbare, ikke for lange og så nemme at udfylde som muligt. Efter råd fra forældre vil spørgeskemaer være online- og mobiloptimerede. En papirversion vil blive stillet til rådighed, hvis det er nødvendigt.

Der vil blive indsamlet oplysninger om barnets alder, medicinske tilstande, fodringsmetode (oral eller sonde), husstandsmedlemmer og adgang til formelle og uformelle støttetjenester. Navne vil ikke blive indsamlet.

Hvordan vil informationen blive analyseret? Analysen vil blive afsluttet, når spørgeskemaerne er udvalgt. Statistisk analyse for at forstå vigtigheden af ​​et barns alder, diagnose og adgang til støtte forventes.