Deglutizione, alimentazione e alimentazione nei bambini nati con atresia esofagea/fistola tracheoesofagea (OA/TOF) (SaFE)

Questo studio è composto da due progetti autonomi (descritti come pacchetti di lavoro), i cui risultati saranno combinati per descrivere le difficoltà di alimentazione e deglutizione osservate nei bambini nati con OA/TOF.

Pacchetto di lavoro uno: studio prospettico di coorte Questo studio seguirà un gruppo di bambini (una coorte) nati con OA/TOF durante il loro primo anno di vita. Al Great Ormond Street Hospital tutti i bambini con OA/TOF hanno valutazioni della deglutizione, ma non tutti hanno le stesse valutazioni contemporaneamente. Pertanto, l'utilizzo delle informazioni dai registri ospedalieri non è un modo affidabile o utile per conoscere la deglutizione in questo gruppo. I bambini che partecipano allo studio di coorte avranno due valutazioni; uno a 2-4 mesi e uno a 8-10 mesi di età. Saranno seguiti quando avranno 12 mesi per vedere cosa e come stanno mangiando e bevendo. Ciò fornirà informazioni dettagliate su come funziona la deglutizione e su come si collega a ciò che un bambino mangia e beve.

Sebbene la coorte pianificata sia piccola, i dati raccolti saranno i primi nel suo genere. Gli investigatori utilizzeranno un nuovo tipo di valutazione della deglutizione, chiamata manometria di impedenza ad alta risoluzione (HRIM). Lo studio ci permetterà anche di esplorare quanto sia utile e fattibile questo test. I risultati di questo studio possono essere utilizzati per aiutare a progettare studi futuri e più ampi sulla deglutizione in TOF/OA.

Cosa comporterà la partecipazione? Per ogni valutazione della deglutizione i bambini avranno una visita ospedaliera di mezza giornata. La valutazione coinvolgerà il nostro attuale test "gold standard" chiamato videofluoroscopia/rondine di bario e il nuovo test, HRIM. Ci sarà una revisione telefonica a un anno di età.

La manometria dell'impedenza ad alta risoluzione confronterà la deglutizione della coorte OA/TOF con i dati che sono già stati raccolti da bambini con deglutizione "normale". Ciò fornirà nuove informazioni su:

• Differenze nelle pressioni muscolari della deglutizione.
• Differenze nella coordinazione dei movimenti muscolari.
• In che modo queste differenze influenzano il movimento del cibo e dei fluidi attraverso la gola e il tubo del cibo.

L'HRIM verrà eseguito insieme a una videofluoroscopia/deglutizione del bario. La videofluoroscopia/deglutizione con bario è la valutazione della deglutizione più comunemente utilizzata nei bambini. Sarà utilizzato per:

• Valutare i tempi e la coordinazione della deglutizione.
• Identificare eventuali differenze anatomiche che potrebbero causare difficoltà di deglutizione.
• Fornire informazioni dalla nostra attuale valutazione della deglutizione "gold standard" da confrontare con le nuove informazioni disponibili da HRIM. Questo ci aiuterà a capire se entrambe le valutazioni saranno necessarie in futuro.

Nessuna ricerca precedente ha indagato se la deglutizione cambi nel tempo nei bambini nati con OA/TOF. Effettuando valutazioni a 2-4 mesi e 8-10 mesi gli investigatori:

• Essere in grado di valutare il consumo di latte e gli alimenti per lo svezzamento.
• Indagare se la pressione della deglutizione cambia nel tempo.
• Determinare se è importante valutare i bambini più di una volta. La parte finale di questo studio coinvolgerà la famiglia che compilerà un diario alimentare a casa per tre giorni quando il loro bambino avrà un anno.
• Si tratta di un semplice diario cartaceo su cui il genitore annota cosa mangia e beve il figlio, quanto tempo ha impiegato il pasto e se ha avuto difficoltà.
• Ad esempio, colazione: 1 weetabix con banana schiacciata e latte, ½ tazza di acqua, ha impiegato 25 minuti. Mangiato facilmente.
• Il diario alimentare viene restituito per posta o tramite l'app MyGOSH (portale genitore del sistema note ospedaliere) al gruppo di ricerca.

Una volta completata una telefonata verrà utilizzata per:

• Chiarire le voci del diario alimentare per assicurarsi che siano comprese dal gruppo di ricerca.
• Ottieni il peso e l'altezza più recenti.
• Chiedi se il bambino ha avuto infezioni polmonari dall'ultima valutazione.
• Chiedere se il bambino è stato ricoverato in ospedale dopo l'ultima valutazione. La telefonata dovrebbe durare fino a 15-30 minuti. Se il genitore è d'accordo, i risultati di tutte le valutazioni saranno condivisi con i team sanitari dell'ospedale e della comunità appropriati per informare l'assistenza clinica e ottimizzare il supporto fornito riguardo al mangiare e al bere.

Analisi delle valutazioni della deglutizione I dati della videofluoroscopia saranno analizzati utilizzando un protocollo che è stato utilizzato in ricerche precedenti (McGrattan et al, 2018; McGrattan et al, 2019). Implica un'analisi dettagliata di 11 componenti della deglutizione del bambino. I dati manometrici di impedenza ad alta risoluzione saranno analizzati utilizzando un software online chiamato "swallow gateway". I dati vengono caricati in modo anonimo. Il software è gratuito. Questo fornirà informazioni su 17 componenti della parte superiore della rondine (bocca e gola) e 14 componenti della parte inferiore della rondine (tubo del cibo).

Tutti i dati sulla deglutizione saranno riassunti utilizzando medie, conteggi e percentuali. Dato il numero di bambini nello studio, i ricercatori non effettueranno analisi statistiche che dedurrebbero che i risultati sono applicabili a tutti i bambini con OA/TOF.

Pacchetto di lavoro due: uno studio con metodi misti sull'esperienza dei genitori Questo studio analizzerà l'impatto che l'istituzione dell'alimentazione ha sui genitori. La prima parte dello studio utilizzerà un forum online (tramite Facebook) per comprendere i problemi che i genitori devono affrontare quando aiutano il loro bambino a imparare a nutrirsi. Ciò includerà l'allattamento al seno o con il biberon, passando ai cibi frullati o per lo svezzamento e poi passando ai cibi per la famiglia. Le informazioni ottenute dal forum verranno utilizzate per progettare un questionario. Il questionario fornirà una comprensione più approfondita di quanto siano comuni questi problemi, se ci sono fattori che rendono l'impatto sui genitori più o meno significativo e se ci sono momenti particolarmente difficili.

Il forum online

Negli ultimi anni i social network online sono diventati sempre più importanti fonti di supporto per i genitori di bambini con e senza esigenze sanitarie. Forniscono un mezzo rapido e semplice per porre domande e condividere opinioni e idee. Ricerche precedenti hanno scoperto che la realizzazione di un forum online è un modo efficace per comprendere le esperienze dei genitori (Wray et al, 2018). È utile per i genitori di bambini con esigenze di salute per una serie di motivi:

• I genitori possono partecipare in un momento e in un luogo a loro comodo.
• I partecipanti non devono rispondere a tutte le domande. Pertanto, i genitori possono dedicare tutto il tempo che desiderano o possono.
• I genitori non devono viaggiare da nessuna parte per partecipare. Ciò significa che possono partecipare persone in luoghi geograficamente remoti.
• I genitori non hanno bisogno di assistenza all'infanzia aggiuntiva per partecipare.
• È un formato familiare. Molti genitori sono abituati a porre o rispondere alle domande in questo modo. La ricerca precedente ha rilevato che i partecipanti trovano un forum online un luogo confortevole per condividere informazioni.
• I partecipanti per influenzare la direzione della discussione, probabilmente assicurando che le questioni esplorate siano quelle più importanti per coloro che partecipano, riducendo il rischio di parzialità del ricercatore.

Il forum online sarà condotto utilizzando un metodo descritto da Wray et al (2018). Sarà svolto in collaborazione con il "TOFS", il gruppo di supporto del Regno Unito per OA/TOF tramite la loro pagina Facebook esistente. Verrà creato un gruppo "chiuso" separato appositamente per gli scopi del progetto di ricerca. Il forum sarà moderato dal team di amministrazione del "TOFS" per un compenso concordato di £750. Questo amministratore sarà responsabile di tutto il funzionamento quotidiano e della moderazione del forum in linea con una procedura operativa standard sviluppata in collaborazione con il gruppo di ricerca. Ciò includerà processi per la gestione di messaggi inappropriati o offensivi e utenti in difficoltà, nonché procedure per la gestione del forum.

Le domande e una guida di indagine saranno generate dalla letteratura disponibile, argomenti sollevati dalle attività di coinvolgimento pubblico e con il gruppo direttivo dello studio, composto da tre genitori, un dietista, un logopedista, un chirurgo e un'infermiera specializzata.

Le domande verranno poste al forum una alla volta con l'ordine e il sondaggio determinato dalle risposte ricevute.

Analisi dei dati Ogni settimana una trascrizione completa verrà inviata dal moderatore del forum al gruppo di ricerca. Garantiranno che le risposte siano anonime sostituendo i nomi con un numero di studio.

Una volta completato il forum, i dati verranno analizzati utilizzando un processo chiamato analisi tematica. Ciò comporta:

1. Familiarizzazione dei dati: identificazione di punti interessanti o significativi
2. Codifica dei dati: una sintesi del punto in questione
3. Integrazione di codici simili in categorie
4. Integrazione di categorie in temi generali
5. Discussione di consenso per raggiungere temi concordati Questo processo sarà condotto da tre membri del gruppo di ricerca e da un rappresentante dei genitori per garantire che l'influenza del pregiudizio del ricercatore sia ridotta al minimo. Questi temi saranno utilizzati per sviluppare un questionario per esplorare la prevalenza delle questioni sollevate.

Il questionario A partire dai temi individuati nel forum online verrà sviluppato un questionario per capire quanto siano comuni queste problematiche nei genitori di bambini di età compresa tra 0 e 5 anni e se vi siano momenti critici. Si rivolgerà a un numero maggiore di genitori rispetto al forum online. Lo sviluppo del questionario richiede i risultati del forum online, pertanto in futuro verrà presentato un emendamento per l'approvazione.

Gli investigatori mirano a utilizzare questionari che catturano i temi all'interno del forum online che sono già stati sviluppati e convalidati. Ad esempio, questionari sull'ansia dei genitori o sui comportamenti durante i pasti. Il gruppo direttivo del progetto esaminerà i possibili questionari. La discussione sulla pertinenza e l'importanza sarà combinata con la facilità di completamento per informare la selezione finale del questionario. In mancanza di un questionario idoneo a cogliere un tema importante, verranno sviluppate domande specifiche. I questionari saranno pilotati per assicurarsi che siano leggibili, non troppo lunghi e facili da completare il più possibile. Seguendo i consigli dei genitori, i questionari saranno online e ottimizzati per dispositivi mobili. Una versione cartacea sarà resa disponibile se necessario.

Verranno raccolte informazioni riguardanti l'età del bambino, le condizioni mediche, il metodo di alimentazione (orale o tramite sondino), i membri della famiglia e l'accesso ai servizi di supporto formali e informali a cui si accede. I nominativi non verranno raccolti.

Come verranno analizzate le informazioni? L'analisi sarà completata una volta selezionati i questionari. È prevista un'analisi statistica per comprendere l'importanza dell'età, della diagnosi e dell'accesso al sostegno del bambino.