Svelging, fôring og spising hos barn født med øsofagusatresi/trake-øsofageal fistel (OA/TOF) (SaFE)

Denne studien består av to frittstående prosjekter (beskrevet som arbeidspakker), hvis resultater vil bli kombinert for å beskrive ernærings- og svelgevansker hos barn født med OA/TOF.

Arbeidspakke én: Prospektiv kohortstudie Denne studien skal følge en gruppe barn (en kohort) født med OA/TOF gjennom deres første leveår. Ved Great Ormond Street Hospital har alle barn med OA/TOF svelgevurderinger, men ikke alle har samme vurderinger samtidig. Derfor er ikke bruk av informasjon fra sykehusjournaler en pålitelig eller nyttig måte å lære om svelging i denne gruppen. Barn som deltar i kohortstudien vil ha to vurderinger; en ved 2-4 måneder og en ved 8-10 måneders alder. De vil bli fulgt opp når de er 12 måneder for å se hva og hvordan de spiser og drikker. Dette vil gi detaljert informasjon om hvordan svelging fungerer og hvordan det er relatert til hva et barn spiser og drikker.

Selv om den planlagte kohorten er liten, vil dataene som samles inn være de første i sitt slag. Etterforskerne vil bruke en ny type svelgevurdering, kalt høyoppløsningsimpedansmanometri (HRIM). Studien vil også tillate oss å utforske hvor nyttig og gjennomførbar denne testen er. Resultatene fra denne studien kan brukes til å designe fremtidige, større studier av svelging ved TOF/OA.

Hva vil deltakelsen innebære? For hver svelgevurdering får barn et halvdags sykehusbesøk. Vurderingen vil involvere vår nåværende "gullstandard"-test kalt en videofluoroskopi/bariumsvelge og den nye testen, HRIM. Det blir telefongjennomgang ved ett års alder.

Høyoppløsningsimpedansmanometri vil sammenligne svelging av OA/TOF-kohorten med data som allerede er samlet inn fra barn med "normal" svelging. Dette vil gi ny informasjon om:

• Forskjeller i svelgemuskeltrykk.
• Forskjeller i koordineringen av muskelbevegelser.
• Hvordan disse forskjellene påvirker bevegelsen av mat og væske gjennom halsen og matrøret.

HRIM vil bli utført sammen med en videofluoroskopi/bariumsvelge. Videofluoroskopi/bariumsvelge er den mest brukte svelgevurderingen hos barn. Den vil bli brukt til:

• Vurder timingen og koordineringen av svelging.
• Identifiser eventuelle anatomiske forskjeller som kan forårsake svelgevansker.
• Gi informasjon fra vår nåværende "gullstandard" svelgevurdering for å sammenligne med den nye informasjonen tilgjengelig fra HRIM. Dette vil hjelpe oss å forstå om begge vurderingene er nødvendige i fremtiden.

Ingen tidligere forskning har undersøkt om svelging endres over tid hos barn født med OA/TOF. Ved å utføre vurderinger etter 2-4 måneder og 8-10 måneder vil etterforskerne:

• Kunne vurdere melkedrikking og avvenningsmat.
• Undersøk om svelgetrykket endrer seg over tid.
• Finn ut om det er viktig å vurdere barn mer enn én gang. Den siste delen av denne studien vil involvere at familien fyller ut en matdagbok hjemme i tre dager når barnet deres er ett år.
• Dette er en enkel papirdagbok der foreldrene noterer hva barnet deres spiser og drikker, hvor lang tid måltidet tok og om de hadde problemer.
• For eksempel frokost: 1 weetabix med most banan og melk, ½ kopp vann, tok 25 minutter. Spiste lett.
• Matdagboken returneres per post eller gjennom MyGOSH-appen (foreldreportalen til sykehusnotatsystemet) til forskerteamet.

Når en telefonsamtale er fullført, brukes det til å:

• Tydeliggjør matdagbokoppføringene for å sikre at de blir forstått av forskerteamet.
• Få siste vekt og høyde.
• Spør om barnet har hatt noen brystinfeksjoner siden forrige vurdering.
• Spør om barnet har vært innlagt på sykehus siden siste vurdering. Telefonsamtalen forventes å ta opptil 15-30 minutter. Hvis forelderen er enig, vil resultatene av alle vurderingene bli delt med de aktuelle sykehus- og helseteamene for å informere klinisk omsorg og optimalisere støtten som gis rundt spising og drikking.

Analyse av svelgevurderingene Videofluoroskopidata vil bli analysert ved hjelp av en protokoll som har blitt brukt i tidligere forskning (McGrattan et al, 2018; McGrattan et al, 2019). Det innebærer detaljert analyse av 11 komponenter av barnets svelge. Høyoppløselig impedansmanometridata vil bli analysert ved hjelp av nettbasert programvare kalt 'swallow gateway'. Dataene lastes opp anonymt. Programvaren er gratis å bruke. Dette vil gi informasjon om 17 komponenter i den øvre delen av svalen (munn og svelg) og 14 komponenter i den nedre delen av svalen (matrør).

Alle svelgedata vil bli oppsummert ved hjelp av gjennomsnitt, tellinger og prosenter. Gitt antall barn i studien vil etterforskerne ikke utføre statistiske analyser som kan antyde at resultatene gjelder for alle barn med OA/TOF.

Arbeidspakke to: en blandet metodestudie av foreldreerfaring Denne studien skal undersøke hvilken effekt etablering av fôring har på foreldrene. Den første delen av studien vil bruke et nettforum (via Facebook) for å forstå problemene foreldre møter når de hjelper barnet sitt å lære å mate. Dette vil inkludere bryst- eller flaskemating, gå videre til purert eller avvenningsmat og deretter gå videre til familiemat. Informasjonen fra forumet vil bli brukt til å utforme et spørreskjema. Spørreskjemaet vil gi en dypere forståelse av hvor vanlige disse problemene er, om det er faktorer som gjør påvirkningen på foreldre mer eller mindre betydelig og om det er tidspunkter som er spesielt utfordrende.

Nettforumet

De siste årene har nettbaserte sosiale nettverk blitt stadig viktigere kilder til støtte for foreldre til barn med og uten helsebehov. De gir en rask og enkel måte å stille spørsmål og dele meninger og ideer. Tidligere forskning har funnet ut at å gjennomføre et nettforum er en vellykket måte å forstå foreldres erfaringer (Wray et al, 2018). Det er bra for foreldre til barn med helsebehov av flere grunner:

• Foreldre kan delta på et tidspunkt og på et sted som passer dem.
• Deltakerne trenger ikke svare på alle spørsmål. Derfor kan foreldre gi så mye eller så lite tid de ønsker eller kan.
• Foreldre trenger ikke reise noe sted for å delta. Det betyr at folk på geografisk avsidesliggende steder kan delta.
• Foreldre trenger ikke ekstra barnepass for å delta.
• Det er et kjent format. Mange foreldre er vant til å stille eller svare på spørsmål på denne måten. Tidligere undersøkelser har funnet at deltakere finner et nettforum et komfortabelt sted å dele informasjon.
• Deltakerne skal påvirke diskusjonsretningen, uten tvil sikre at problemstillingene som utforskes er de som er viktigst for de som deltar, noe som reduserer risikoen for forskerskjevhet.

Nettforumet vil bli gjennomført ved hjelp av en metode beskrevet av Wray et al (2018). Det vil bli utført i samarbeid med 'TOFS', den britiske støttegruppen for OA/TOF via deres eksisterende Facebook-side. En egen "lukket" gruppe vil bli opprettet spesielt for formålet med forskningsprosjektet. Forumet vil bli moderert av 'TOFS' administrasjonsteam for en avtalt avgift på £750. Denne administratoren vil være ansvarlig for all daglig drift og moderering av forumet i tråd med en standard driftsprosedyre utviklet i samarbeid med forskerteamet. Dette vil inkludere prosesser for håndtering av upassende eller støtende meldinger og nødlidende brukere, samt prosedyrer for å drive forumet.

Spørsmål og en undersøkelsesveiledning vil bli generert fra tilgjengelig litteratur, temaer tatt opp av offentlige engasjementaktiviteter og med studiens styringsgruppe, bestående av tre foreldre, en kostholdsekspert, en logoped, en kirurg og en spesialsykepleier.

Spørsmål vil bli stilt til forumet ett om gangen, med rekkefølgen og undersøkelsen bestemt av de mottatte svarene.

Dataanalyse Hver uke vil en fullstendig transkripsjon bli sendt av forummoderatoren til forskerteamet. De vil sørge for at svarene er anonyme ved å erstatte navn med et studienummer.

Når forumet er fullført, vil dataene bli analysert ved hjelp av en prosess som kalles tematisk analyse. Dette innebærer:

1. Datafamiliarisering: identifisering av interessante eller viktige punkter
2. Datakoding: en oppsummering av poenget som gjøres
3. Integrasjon av lignende koder i kategorier
4. Integrering av kategorier i overordnede temaer
5. Konsensusdiskusjon for å nå avtalte temaer Denne prosessen vil bli gjennomført av tre medlemmer av forskerteamet og en foreldrerepresentant for å sikre at påvirkningen fra forskerskjevhet minimeres. Disse temaene vil bli brukt til å utvikle et spørreskjema for å utforske utbredelsen av problemene som tas opp.

Spørreskjemaet Det vil bli utviklet et spørreskjema fra temaene identifisert i nettforumet for å forstå hvor vanlige disse problemene er hos foreldre til barn i alderen 0-5 år og om det er kritiske tidspunkter. Det vil målrettes mot et større antall foreldre enn nettforumet. Utvikling av spørreskjema krever resultater fra nettforumet, derfor vil en endring bli sendt inn for godkjenning i fremtiden.

Etterforskerne tar sikte på å bruke spørreskjemaer som fanger opp temaene innenfor nettforumet som allerede er utviklet og validert. For eksempel spørreskjemaer om foreldres angst eller måltidsatferd. Prosjektets styringsgruppe vil gjennomgå de mulige spørreskjemaene. Diskusjon om relevans og viktighet vil bli kombinert med enkel utfylling for å informere om endelig spørreskjemavalg. I mangel av et egnet spørreskjema for å fange opp et viktig tema, vil spesifikke spørsmål bli utviklet. Spørreskjemaene vil bli testet for å sikre at de er lesbare, ikke for lange og så enkle å fylle ut som mulig. Etter råd fra foreldre vil spørreskjemaer være online og mobiloptimalisert. En papirversjon vil bli gjort tilgjengelig ved behov.

Informasjon om barnets alder, medisinske tilstander, matemetode (oral eller sonde), husstandsmedlemmer og tilgang til formelle og uformelle støttetjenester vil bli samlet inn. Navn vil ikke bli samlet inn.

Hvordan vil informasjonen bli analysert? Analysen vil bli ferdigstilt når spørreskjemaene er valgt. Det forventes statistisk analyse for å forstå viktigheten av et barns alder, diagnose og tilgang til støtte.