子供と大人の人工内耳ユーザーの音楽と音声のスキルの分析

方法論

設計 移植された患者と難聴のない対照被験者の両方が 1 回だけ試験された横断研究。

範囲と研究対象 研究に対象を含める前に、Hospital Universitario La Paz (HULP) の倫理委員会の承認が必要になります。

研究グループ (移植グループ) 3 歳前に CI を受けた、言語後難聴の成人患者 (18 歳以上) および言語前または言語周囲難聴の子供 (6 歳から 17 歳)。

2000 年から 2023 年 1 月までに CI を受け取った患者は、潜在的な参加候補として含まれます。 現在、3 歳になる前に移植された 6 歳から 17 歳の 76 人の被験者と 231 人の言語後の成人がデータベースで特定されています。彼らは研究に参加することができます。

包含基準:

• 6歳以上。
• 6 ～ 17 歳の患者は、3 歳になる前に植え込まれている必要があります (十分な CI 性能を確保するため)。
• デバイスの使用経験が 12 か月以上あること
• 適応症: 片側性 (1 つの CI)、両側性 (2 つの CI)、バイモーダル (片方の耳に 1 つの CI、もう一方の耳に補聴器)
• 評価時に電極の少なくとも 80% がアクティブであること。
• スペイン語に堪能
• -研究手順を開始する前に、署名され、日付が記入されたインフォームドコンセント。

除外基準:

• 包含基準を満たしていません。
• プレリンガルまたはペリリンガルの成人。
• 聴覚障害に加えて障害 (例: 精神障害)。 HULPまたはCIフィッティングセッションでの定期的な訪問は、患者に連絡して参加を提案する機会として使用されます。

対照群対照群は、聴覚障害がなく、試験を受けるのを妨げる障害がなく、研究群と同様の社会人口学的特徴を有する6歳以上の被験者で構成される。 彼らは耳鼻咽喉科から含まれ、難聴以外の別の種類の病状を持っているか、患者に付き添っています。 検査を希望するラパス病院のスタッフ（または家族）も含まれる場合があります。 彼らは、研究とその目的を確実に理解するために、スペイン語に堪能でなければなりません。 対照群が聴覚障害を持っていないことを確認するために、両耳で聴力検査を受けます。その聴力閾値は、500、1000、および 2000Hz の会話周波数で ≤30dB でなければなりません。

社会人口学的および臨床的変数研究グループ：所属データ（現在の年齢、着床年齢、性別、教育レベル）、難聴データ（病因、難聴の期間、難聴の種類と程度、最悪の耳）、手術データ（使用したインプラントと電極アレイのタイプ、完全または不完全な挿入、側面に埋め込まれた、介入の日付)、術後合併症。 これらのデータは、患者の医療記録から収集されます。 さらに、フィッティング データ (アクティブな電極の数、プロセッサ モデル) と CI を使用した聴覚テストが収集されます。

対照群：年齢、性別、関連する病状、教育レベル。

結果変数

1. 音楽関連の生活の質アンケート (MuRQoL)、ミュンヘン音楽アンケート (MuMu)、および 6 ～ 17 歳の対象者向けに開発されたアンケート (説明を参照) の採点。
2. 成人人口における音楽関連の生活の質に関するアンケート (MuRQoL) の検証。
3. メルディア音楽ツールの「ディスカバリー」レベルで獲得したスコア（説明を参照）。

4. 音声品質を評価するパラメータ:

   話し声: 発声不能指数、最大発声時間、基本音声周波数、ジッター、シマー、高調波対雑音比 (HNR)、平滑化ケプストラム ピーク (CPPS)、および柳原の分類によるスペクトログラム。

   歌声: ピッチ (キーボードから発せられた音との相対)、CPPS、および歌唱力比 (SPR)。

5. 人口統計学的および聴覚学的要因が音楽知覚アンケートの結果に及ぼす影響、ならびにMeludiaツールの結果および移植された患者の音響分析および正常な聴力対照群との比較。

測定器の説明

1. - MuMu Questionnaire: Munich Music Questionnaire は、言語後難聴の成人 CI ユーザー集団向けに特別に開発されました。 音楽を聴く習慣に関連する過去と現在の活動に関する質問が含まれています。 さまざまな音楽スタイル、さまざまな楽器、および移植患者の人生のさまざまな時期における音楽活動への参加に関連する音楽鑑賞習慣に関する 9 つの質問を含む簡略版を使用します。 「はいまたはいいえ」形式から評価スケール、必要な数のオプションを選択できる多肢選択式の質問まで、多くの回答オプションを提供します (例: 「どのくらいの頻度で音楽を聴いていますか、および/または聴いたことがありますか」を 0 ～ 10 のスケールで示します。 「なぜ音楽を聴くのですか」、「楽しみのため」、「職業上の理由」、「感情的な満足」、「リラックスするため」の選択肢があります)。 スペイン語に翻訳され、検証されています (S.J. Brockmeier によって開発され、Ana Fuster によって改作されました。 情報: https://www.medel.com/support/rehab/rehabilitation-downloads).
2. MuRQoL アンケート: 音楽関連の生活の質 (MuRQoL) の概念は、当初、埋め込み患者の生活の質に対するリスニング スキルの影響として定義されていました。 この概念に取り組むために、大人の CI ユーザーのグループが質問を作成し、コンテンツの有効性を確保しました。これは、ユーザーが最初の質問生成プロセスに関与していないという点で以前の研究とは異なります。 MuRQoL アンケートは、適切なピッチで歌っているかどうかを聞く能力など、音楽体験の新しい側面に対処します。 5 点のリッカート型スケールまたは満足度スケールを使用します。これには、yes/no の質問よりも具体性を高めることができるさまざまな意見が含まれます。 含まれている 18 の質問のうち 5 つは、大人の CI ユーザー向けに設計された音楽アンケートの中で斬新なものです (質問 4 - 「歌の中の単語を認識できますか?」、6、9、10、15 - 「旅行中に音楽を聴きますか?車？」）。 これは、以前のアンケートでは測定されていない音楽体験を評価するために重要です。 一方、いくつかの質問は他のアンケートの質問と似ています。 質問 18 は、MuMu テストにも反映されます (「歌ったり、楽器を演奏したり、口笛を吹いたりしますか?」)。 アンケートは、それぞれ同じ 18 の質問を含む 2 つの部分で構成され、音楽の知覚と音楽への関与に分けられます。 アンケートのパート I では、音楽体験について質問します。 「音楽の異なるリズムを区別できますか? パート II では、インプラント レシピエントの音楽リスニング スキル、音楽に対する態度、音楽活動の重要性について質問します。 「音楽のさまざまなリズムを区別できることは、あなたにとってどれほど重要ですか?」 Dritsakis G、van Besouw RM、Kitterick P、Verschuur CA. 成人の人工内耳ユーザーの音楽リハビリテーションをガイドするための音楽関連の生活の質の尺度。 アメリカの聴覚学ジャーナル 2017;26:268-282。
3. 6～17 歳の対象者に対するアンケート: 既存の文献を調べたところ、6～17 歳の対象者の言語とスコアの形式の両方に適したアンケートは見つかりませんでした。 そのため、他の著者によってすでに使用されており、音楽への関心、音楽のプロフィール、音楽の役割、および音楽関連の活動の側面を網羅する質問を選択しました [Pacheco et al., 2020;ヴァナッタ・ホール、2010年。 Waaramaa et al., 2018] (付録を参照).Pacheco L, Miguel JHS, Gil D. 聴覚障害のある子供のための音楽的刺激の提案: 症例報告. CoDAS 2020;32:e20190139; Vannatta-Hall JE: 幼児期の教師教育における音楽教育: 音楽教育法コースが、音楽を教える前の教師の認識された自信と能力に及ぼす影響. イリノイ大学アーバナ シャンペーン校、2010 年。 Waaramaa T、Kukkonen T、Mykkänen S、Geneid A. 人工内耳を使用した子供による声の感情の識別、声質との関係、および音楽的関心。 Journal of Speech, Language, and Hearing Research : JSLHR 2018;61:973-985.
4. Meludia: 音楽ツール Meludia (www.meludia.com)、 スペイン語で利用可能で、子供と大人の両方のための漸進的な難易度のインタラクティブな音楽リスニング演習を使用しています. これは、傾聴と応答に基づいています。 Meludia は音とカラフルなグラフィック デザインを使用して質問を投げかけます。質問を慎重に聞いた後 (直接制御される患者と、オーディオ プロセッサを介して直接聞くことができる接続ケーブルを介して移植された患者) は、PC のマウスでボタンをクリックして選択されます。が聞かれました。 さまざまなカテゴリが評価されます: リズム (1 から 8 までのパーカッションのビートがいくつ聞こえるかを示す)、メロディー (聞こえるメロディーが上昇しているか下降しているかを示す)、密度 (1 つまたは複数の音が同時に聞こえる数を示す)、安定性（聞こえた音が混沌としているかどうか、つまり、安定感や不安定感を与えるかどうかを示します）および空間化（2 番目の音が最初の音より高いか低いかを示します）。 このツールは、Discovery、Intermediate、Advanced、Expert の 4 つのモジュールで構成されています。 この調査では、最初にディスカバリー モジュールを使用します。このモジュールは、25 の演習 (上記の 5 つのカテゴリごとに 5 つ) で構成されています (付録を参照)。 スコア (1 から 3 の間) は、各演習と各カテゴリが完了したかどうかについて収集されます。 各演習で最大 4 回の試行が許可されます。 4 回の試行の後、被験者が少なくとも 1 点を獲得できない場合、テストはそのカテゴリーで停止し、次のカテゴリーに進むものとします。 テストは、最も簡単なカテゴリと見なされる「リズム」カテゴリから開始する必要があります。

5. 音声の音響分析: Praat プログラム (アムステルダム大学の Paul Boersma と David Weenink によって開発された) が使用されます。このプログラムは、主題 6 に関連する出版物で最も広く使用されており、その値は検証済みの他のプログラムと比較されています。スペイン語で 7.

   音声信号はサラモニック インターナショナル マイクロフォン (3.5 mm) で収集され、ヨーロッパ喉頭学会のプロトコルに従って音声録音が行われます 8:

   • 母音 /a/ が 3 秒以上続く。
   • 音声学的にバランスのとれたテキスト (Juan Ramón Jiménez による「Platero y yo」)。
   • ポピュラーソング "Cumpleaños feliz" の最初のフレーズで、最後の母音 /i/ を少なくとも 3 秒間延長して歌った音声録音。

   音声の品質を評価するために分析するパラメータは次のとおりです。

   話し声: 発声不能指数、最大発声時間、声の基本周波数、ジッター、シマー、高調波対雑音比 (HNR)、平滑化されたケプストラル ピーク (CPPS)、および柳原の分類によるスペクトログラム。

   歌声: ピッチ (キーボードから発せられた音に対する)、CPPS、および歌唱力比 (SPR)。

6. - 聴力テストの説明: 研究グループは、CI パフォーマンスの客観的な値を取得するために、自由音場で調性および音声聴力検査を受けます。 これは二重壁の音響的に絶縁されたブースで実施され、被験者はスピーカーから 1 m 離れた方位角 0° に着席します。 移植されていない耳の聴力が良好な患者の場合、この耳はテスト中にマスクされ、「良い耳」の認識が排除され、CI パフォーマンスのみが評価されます。患者が補聴器を装着している場合は、補聴器が取り外されます。テストのために。 聴力検査では、250、500、1000、2000、4000、および 6000Hz の周波数が評価され、統計目的で PTA4 値 (500、1000、2000、および 4000Hz での平均しきい値) が使用されます。 音声認識は、静かな環境と騒音下の両方で、読唇術なしで、65dB SPL で、信号対雑音比が信号より 10dB SPL 低い状態で、2 音節の割合で評価されます。カルデナスとマレロの録音トラックが使用されます。

アンケートの記入と音楽および音声テストの実行手順 *研究グループ: 口頭および書面の両方で研究に関する情報を受け取り、インフォームド コンセント フォームに署名した後、患者は MuMu および MuRQoL アンケート (大人) に記入し、調査チームのメンバーの助けを借りて、6 ～ 17 歳の対象者向けに作成されたアンケート (子供は両親または保護者の支援も受けます)。

約 1 時間続くと推定される Meludia ツールを使用した音楽テストは、アンケートに回答した後に実施されるか、または次の 30 日以内に別の日にスケジュールされます。 CI プロセッサのオーディオ入力は、外部ノイズから信号を完全に分離するために、ラップトップ コンピューターのオーディオ出力に接続されます。 Meludia のエクササイズがすべて完了すると、Praat プログラムで声が分析されます。

*対照群：正常な聴力患者は、研究に関する口頭および書面による情報を受け取り、インフォームドコンセントに署名した後、18歳以上の場合、または6〜17歳の被験者用に開発されたMuRQoLアンケートに記入します。 その後、Meludia ツールで評価され、続いて Praat プログラムで評価されます。

アンケートと Meludia ツールを使用したテストは、静かな環境で各患者に個別に実施されます。 最年少の子供が 1 回のセッションですべてのエクササイズを完了することができない場合は、次の日、常に次の 30 日以内に予定され、定期検査の 1 つを利用します。

SARS-COV2 による現在のパンデミック状況を考えると、研究グループと対照者の両方が病院を訪問するのにかかる時間を最小限に抑えるために、質問票の自己記入式バージョンが作成され、記入できるようになります。オンライン。 Meludia を使用した評価は、Webex、Zoom、または Teams を介してリモートで実行することもできます。この場合、移植された患者は、プロセッサを PC のオーディオ出力に接続するケーブルを自宅に届けます。 音声分析と同じように、対応するマイクを被験者に送信した後、リモートで実行できます。

学習テスト（メルディア音楽ツール、アンケート、音声分析）は、各科目1回のみのテストとなりますので、グループごとのフォローアップは不要です。 すべての埋入者は一生を通じて年次検査を受けますが、事故やデバイスの故障がない限り、パフォーマンスの変化は予想されません. したがって、この研究の結果は時間の経過とともに変化するとは予想されません。 一方、対照群は正常な聴覚被験者で構成されており、テストを正しく実行する能力があります。 精神障害) であり、この能力は時間の経過とともに大幅に変化してはなりません。 被験者のフォローアップがないため（「測定」は時間内に一度だけ実行されます）、研究に損失はありません.

MuRQoL アンケートの翻訳 最初に、適切な資格を持つ担当者がアンケートを英語からスペイン語に翻訳します。 これに続いて、臨床試験以外の別の有資格者によるスペイン語から英語への翻訳 (逆翻訳) が行われます。 これにより、スペイン語版が元の英語版を忠実に再現することが保証されます。

統計分析 量的変数は平均、標準偏差および範囲として表され、質的変数は絶対度数およびパーセンテージとして表されます。 CI前後のMuMu音楽知覚テストの結果の分析には、ペアデータのWilcoxonテストが使用されます。 聴覚インプラント後の音楽知覚の結果に対する社会人口統計学的および臨床的変数の影響を評価するために、グループ間の平均の比較は、ノンパラメトリック法を使用して行われます (2 つ以上のグループでは Kruskall-Wallis、2 つ以上のグループでは Mann-Whitney)。グループ) またはパラメトリック法 (2 つ以上のグループの ANOVA および 2 つのグループのスチューデントの t 検定)、サンプル サイズ、データの均一性、分布の正規性への調整に応じて。 スピアマンの相関係数を使用して、CI 後の言語弁別と音楽の知覚と楽しさの測定との関係を分析します。 すべての分析は、統計的有意性の両側 p < 0.05 レベルで実行されます。 提案された分析には、統計パッケージ SPSS v.24 が使用されます。

MuRQoL アンケートの検証には、Rust & Golombok, 2000 の方法が使用されます。 信頼性と有効性が考慮されます。 信頼性は、一貫性 (Cronbach のアルファ係数によって評価)、時間的安定性 (テストと再テストの信頼性、クラス内相関係数を使用して計算)、および観察者間の合意 (合意のパーセンテージとカッパ指数によって分析)、および内容による妥当性によって評価されます。妥当性 (専門の研究者によって行われる定性的な評価)、構成概念の妥当性 (因子分析および複数の特性と複数の方法のマトリックス)、および基準の妥当性 (各被験者のスコアとゴールド スタンダードの関係、この場合は元の項目で得られたスコアとの関係 [Dritsakisら、2017])。

Dritsakis G、van Besouw RM、Kitterick P、Verschuur CA. 成人の人工内耳ユーザーの音楽リハビリテーションをガイドするための音楽関連の生活の質の尺度。 アメリカの聴覚学ジャーナル 2017;26:268-282。

サンプルサイズの決定に関して、これは子供集団におけるMeludia音楽ツールを使用した最初の研究であるため、研究グループと対照グループとの間の有意差を見つけるために必要なサンプルサイズを確実に知ることはできません. しかし、私たちのグループが発表した最近の研究に基づいて、移植された集団とそれらの対照ピアが存在し（性別、年齢、教育レベルが「一致」しています...）、研究グループと24人の対照の患者数は次のように設定されました24 (Mertens G., et al. 2020. 重度または重度の聴覚障害のある高齢者における人工内耳移植後の認知改善：前向き、縦断的、対照的、多施設共同研究。 耳と聴覚)、75% の検出力で 14 標準偏差 (= Cohen の d; Claes, A. J., et al. 2018. 重度の難聴高齢者の人工内耳移植前後の認知能力: RBANS-H を使用した前向き縦断コホート研究の予備結果。 Otol Neurotol、39、e765-e773)。

研究の制限 データ収集、アンケートの完了、Meludia を使用した音楽テストが前向きに評価されるため、患者の選択のための遡及的デザインは障害ではなく、このタイプのデザインに関連する可能性のあるバイアスを制御することができます。情報の損失として。

私たちが遭遇する可能性のある制限の 1 つは、一部の患者が病室に必要以上に長く滞在することを拒否することです。 これは、自宅でインターネット接続を使用してオンラインで演習を行う可能性を提供することで解決でき、演習をガイドすることができます.