Анализ музыкальных и голосовых навыков у детей и взрослых пользователей кохлеарных имплантов

МЕТОДОЛОГИЯ

Дизайн Поперечное исследование, в котором как пациенты с имплантами, так и контрольные субъекты без потери слуха тестировались только один раз.

Объем и предметы исследования Перед включением субъектов в исследование требуется одобрение Комитета по этике Университетской больницы Ла-Пас (HULP).

ИССЛЕДОВАТЕЛЬСКАЯ ГРУППА (группа с имплантами) Взрослые пациенты (≥18 лет) с постлингвальной тугоухостью и дети (от 6 до 17 лет) с прелингвальной или перилингвальной тугоухостью, которые получили КИ в возрасте до 3 лет.

Пациенты, получившие КИ с 2000 г. по январь 2023 г., будут включены в число потенциальных кандидатов на участие. В настоящее время в базе данных идентифицированы 76 пациентов в возрасте 6-17 лет, которым имплантировали до 3 лет, и 231 постлингвальный взрослый, к которым следует добавить постлингвальных взрослых, имплантированных в ближайшие 2 года, чтобы через год наблюдения up они могут участвовать в исследовании.

Критерии включения:

• Минимальный возраст 6 лет.
• Пациентам в возрасте от 6 до 17 лет имплантация должна быть произведена в возрасте до 3 лет (для обеспечения адекватной эффективности КИ).
• Опыт работы с устройством не менее 12 месяцев
• Показания: односторонний (один КИ), двусторонний (два КИ), бимодальный (один КИ в одном ухе и слуховой аппарат в другом)
• Не менее 80% электродов были активны во время оценки.
• Свободное владение испанским языком
• Подписанное и датированное информированное согласие до начала любой процедуры исследования.

Критерий исключения:

• Не соответствует критериям включения.
• Прелингвальные или перилингвальные взрослые.
• Инвалидность в дополнение к нарушению слуха (например, умственная отсталость). Обычные визиты в HULP или на их сеансы настройки КИ будут использоваться как возможность связаться с пациентами и предложить свое участие.

КОНТРОЛЬНАЯ ГРУППА Контрольная группа будет состоять из испытуемых старше 6 лет без нарушений слуха, без инвалидности, препятствующей сдаче тестов, и которые имеют социально-демографические характеристики, аналогичные характеристикам исследуемой группы. Они будут включены из ЛОР-отделения, куда они поступят либо с другим типом заболевания, кроме потери слуха, либо с сопровождающими пациентами. Персонал больницы Ла-Пас (или члены семьи), желающие провести тесты, также могут быть включены. Они должны свободно владеть испанским языком, чтобы убедиться, что они понимают исследование и его цель. Для подтверждения того, что в контрольной группе нет нарушений слуха, им будет проведена тональная аудиометрия на оба уха, тональный порог которой должен быть ≤30 дБ на разговорных частотах 500, 1000 и 2000 Гц.

Социально-демографические и клинические переменные Исследуемая группа: данные об принадлежности (текущий возраст, возраст на момент имплантации, пол, уровень образования), данные о потере слуха (этиология, продолжительность потери слуха, тип и степень потери слуха, наихудшее ухо), данные хирургического вмешательства ( тип используемого имплантата и электродной решетки, полное или неполное введение, сторона имплантации, дата вмешательства), послеоперационные осложнения. Эти данные будут собираться из медицинских карт пациентов. Кроме того, будут собраны данные о подгонке (количество активных электродов, модель процессора) и аудиологические тесты с КИ.

Контрольная группа: возраст, пол, сопутствующая патология(и), уровень образования.

Переменные результата

1. Оценка музыкального опросника качества жизни (MuRQoL), Мюнхенского музыкального опросника (MuMu) и опросника, разработанного для субъектов в возрасте 6–17 лет (см. описание).
2. Валидация опросника качества жизни, связанного с музыкой (MuRQoL), среди взрослого населения.
3. Оценка, полученная на уровне «Открытие» с помощью музыкального инструмента Meludia (см. описание).

4. Параметры для оценки качества голоса:

   Разговорный голос: индекс вокальной неспособности, максимальное время фонации, основная частота голоса, дрожание, мерцание, отношение гармоник к шуму (HNR), сглаженный кепстральный пик (CPPS) и спектрограмма в соответствии с классификацией Янагихары.

   Поющий голос: высота тона (относительно ноты, издаваемой клавиатурой), CPPS и коэффициент мощности пения (SPR).

5. Влияние демографических и аудиологических факторов на результаты опросников восприятия музыки, а также на результаты инструмента Meludia и акустического анализа имплантированных пациентов и сравнения с контрольной группой с нормальным слухом.

Описание измерительных приборов

1. - Анкета MuMu: Мюнхенская музыкальная анкета была специально разработана для взрослых пользователей КИ с постлингвальной потерей слуха. Он включает вопросы, касающиеся прошлой и настоящей деятельности, связанной с привычкой слушать музыку. Мы будем использовать сокращенную версию, которая содержит 9 вопросов о привычках прослушивания музыки в связи с различными музыкальными стилями, различными инструментами и участием в музыкальной деятельности в разное время жизни пациентов с имплантированными имплантатами. Он предлагает множество вариантов ответа, от формата «да или нет» до оценочных шкал и вопросов с несколькими вариантами ответов с возможностью отметить столько вариантов, сколько необходимо (например, «Как часто вы слушаете и/или слушали музыку» по шкале от 0 до 10; «Зачем вы слушаете музыку», с вариантами «для удовольствия», «по профессиональным причинам», «для эмоционального удовлетворения», «для отдыха»). Он переведен и утвержден на испанском языке (разработан С. Дж. Брокмайером и адаптирован Анной Фустер. Информация: https://www.medel.com/support/rehab/rehabilitation-downloads).
2. Опросник MuRQoL. Концепция качества жизни, связанного с музыкой (MuRQoL), изначально определялась как влияние навыков слушания на качество жизни пациентов с имплантированными устройствами. Чтобы работать над этой концепцией, группы взрослых пользователей КИ создали вопросы, тем самым обеспечив достоверность содержания, в отличие от предыдущих исследований тем, что пользователи не участвовали в первоначальном процессе генерации вопросов. Анкета MuRQoL касается новых аспектов музыкального опыта, таких как способность слышать, правильно ли поет человек. В нем используется 5-балльная шкала типа Лайкерта или шкала удовлетворенности, которая включает ряд мнений, допускающих большую степень конкретности, чем вопрос «да/нет». Пять из 18 включенных вопросов являются новыми среди музыкальных анкет, разработанных для взрослых пользователей КИ (вопрос 4 — «Узнаете ли вы слова в песнях?», 6, 9, 10 и 15 — «Слушаете ли вы музыку во время путешествий, например, в машина?"). Это важно для оценки музыкального опыта, который не измерялся предыдущими опросниками. С другой стороны, некоторые вопросы аналогичны вопросам других анкет, например. вопрос 18 также отражен в тесте MuMu («Вы поете, играете на музыкальном инструменте или свистите?»). Анкета состоит из двух частей с одинаковыми 18 вопросами в каждой, разделенных на музыкальное восприятие и музыкальную вовлеченность. Часть I анкеты спрашивает о музыкальном опыте, т.е. «Можете ли вы различать разные ритмы в музыке? Часть II спрашивает о важности навыков прослушивания музыки, отношения к музыке и музыкальной деятельности для реципиента имплантата, например. «Насколько важно для вас уметь различать разные ритмы в музыке?» Дрицакис Г., ван Бесоув Р.М., Киттерик П., Вершуур К.А. Оценка качества жизни, связанная с музыкой, для руководства музыкальной реабилитацией взрослых пользователей кохлеарных имплантов. Американский журнал аудиологии 2017; 26: 268-282.
3. Анкета для испытуемых в возрасте 6-17 лет: После обзора существующей литературы мы не нашли ни одной анкеты, подходящей как по языку, так и по форме баллов для испытуемых в возрасте 6-17 лет. Поэтому мы сделали подборку вопросов, которые уже использовались другими авторами и охватывают аспекты музыкальных интересов, музыкального профиля, роли музыки и деятельности, связанной с музыкой [Pacheco et al., 2020; Ваннатта-Холл, 2010; Waaramaa et al., 2018] (см. Приложение). Pacheco L, Miguel JHS, Gil D. Предложение по музыкальной стимуляции для детей с нарушениями слуха: отчеты о клинических случаях. CoDAS 2020;32:e20190139; Vannatta-Hall JE: Музыкальное образование в обучении учителей дошкольного возраста: влияние курса музыкальных методов на воспринимаемую уверенность учителей и их компетентность в обучении музыке. Университет Иллинойса в Урбана-Шампейн, 2010 г.; Ваарамаа Т., Кукконен Т., Микканен С., Генеид А. Идентификация голосовых эмоций детьми, использующими кохлеарные имплантаты, связь с качеством голоса и музыкальные интересы. Журнал исследований речи, языка и слуха: JSLHR 2018;61:973-985.
4. Meludia: музыкальный инструмент Meludia (www.meludia.com), доступен на испанском языке, использует интерактивные упражнения на прослушивание музыки с возрастающей сложностью как для детей, так и для взрослых. Он основан на слушании и реагировании. Meludia задает вопросы, используя звуки и красочные графические рисунки, которые после внимательного прослушивания (пациенты, контролируемые напрямую, и пациенты, имплантированные через соединительный кабель, позволяющий осуществлять прямое прослушивание через аудиопроцессор) выбираются компьютерной мышью, нажимая на кнопку, которая лучше всего соответствует тому, что только что был услышан. Оцениваются разные категории: Ритм (указать, сколько слышно перкуссионных ударов, от 1 до 8), Мелодия (указать, является ли слышимая мелодия восходящей или нисходящей), Плотность (указать, сколько звуков слышно одновременно, один или несколько), Стабильность (укажите, является ли слышимый звук хаотичным или нет, т. е. дает ли он ощущение стабильности или неустойчивости) и Пространственность (укажите, имеет ли вторая нота более высокий или более низкий тон, чем первая). Инструмент состоит из 4 модулей: Discovery, Intermediate, Advanced и Expert. В этом исследовании мы сначала будем работать с модулем Discovery, который состоит из 25 упражнений (по 5 для каждой из 5 категорий, указанных выше) (см. приложение). Баллы (от 1 до 3) будут начисляться за каждое упражнение, а также за завершение каждой категории. В каждом из упражнений разрешено максимум 4 попытки. Если после 4 попыток испытуемый не может получить хотя бы 1 балл, тест останавливается в этой категории и переходит к следующей категории. Тест начинается с категории «ритм», которая считается самой легкой категорией.

5. Акустический анализ голоса: будет использоваться программа Praat (разработанная Полом Берсма и Дэвидом Венинком из Амстердамского университета), которая наиболее широко используется в публикациях, связанных с предметом 6, и чьи значения были сравнены с другими проверенными программами. на испанском 7.

   Звуковой сигнал будет собираться с помощью микрофона Saramonic International (3,5 мм) и будет производиться запись разговорного голоса в соответствии с протоколом Европейского общества ларингологов 8:

   • Гласная /а/ удерживается не менее 3 секунд.
   • Фонетически сбалансированный текст («Platero y yo» Хуана Рамона Хименеса).
   • Запись голоса, исполненная с первой фразой популярной песни «Cumpleaños feliz», в которой последняя гласная / i / продлевается не менее чем на 3 секунды.

   Параметры, которые необходимо проанализировать для оценки качества голоса, следующие:

   Разговорный голос: индекс вокальной неспособности, максимальное время фонации, основная частота голоса, дрожание, мерцание, отношение гармоник к шуму (HNR), сглаженный кепстральный пик (CPPS) и спектрограмма по классификации Янагихары.

   Поющий голос: высота тона (относительно ноты, издаваемой клавиатурой), CPPS и коэффициент мощности пения (SPR).

6. - Описание аудиологических тестов: исследовательская группа будет проходить тональную и речевую аудиометрию в свободном поле, чтобы получить объективные значения их показателей КИ. Это будет проводиться в акустически изолированной кабине с двойными стенами, и испытуемые будут сидеть на расстоянии 1 м от динамиков под углом 0º по азимуту. Если пациент лучше слышит в неимплантированном ухе, это ухо будет замаскировано во время теста, что исключит восприятие «хорошего уха» и будет оцениваться только эффективность КИ, а если пациент носит слуховой аппарат, он будет удален. для теста. Для тональной аудиометрии будут оцениваться частоты 250, 500, 1000, 2000, 4000 и 6000 Гц, а для статистических целей будет использоваться значение PTA4 (средние пороговые значения для 500, 1000, 2000 и 4000 Гц). Восприятие речи будет оцениваться по проценту двусложных слов как в тишине, так и в шуме, без чтения по губам, при уровне звукового давления 65 дБ и при отношении сигнал/шум на 10 дБ ниже уровня сигнала; будут использованы записанные треки Карденаса и Марреро.

Порядок заполнения анкет и проведения музыкально-голосового теста *Исследуемая группа: После получения устной и письменной информации об исследовании и подписания формы информированного согласия пациенты заполняют анкеты MuMu и MuRQoL (взрослые) и анкета, разработанная для испытуемых в возрасте 6-17 лет с помощью члена исследовательской группы (детям также будут помогать их родители или опекуны).

Музыкальный тест с инструментом Meludia, который, по нашим оценкам, продлится примерно 1 час, будет проведен после заполнения анкет, в противном случае они будут запланированы на другой день в течение следующих 30 дней. Аудиовход процессора CI будет подключен к аудиовыходу портативного компьютера, чтобы полностью изолировать сигнал от внешних шумов. После того, как все упражнения Meludia будут выполнены, голос будет проанализирован с помощью программы Praat.

*Контрольная группа: пациенты с нормальным слухом получат устную и письменную информацию об исследовании и после подписания информированного согласия заполнят анкету MuRQoL, если они старше 18 лет, или анкету, разработанную для субъектов в возрасте от 6 до 17 лет. Затем они будут оцениваться с помощью инструмента Meludia, а затем с помощью программы Praat.

Как анкеты, так и тест с инструментом Meludia будут проводиться каждому пациенту индивидуально в спокойной обстановке. Если самым младшим детям не удастся выполнить все упражнения за одно занятие, они будут назначены на следующие дни, всегда в течение следующих 30 дней, воспользовавшись одним из своих плановых осмотров.

Учитывая текущую ситуацию с пандемией из-за SARS-COV2, чтобы свести к минимуму время, необходимое как для исследовательской группы, так и для контрольной группы, чтобы посетить больницу, будет создана самозаполняющаяся версия вопросников, чтобы их можно было заполнить. В сети. Оценка с помощью Meludia также может быть выполнена удаленно через Webex, Zoom или Teams; в этом случае пациентам с имплантированными имплантатами кабель, соединяющий процессор(ы) с аудиовыходом ПК, будет доставлен на дом. Точно так же, как и анализ голоса, который после отправки испытуемым соответствующего микрофона можно было проводить дистанционно.

Поскольку учебные тесты (музыкальный инструмент Meludia, анкеты и голосовой анализ) будут протестированы только один раз по каждому предмету, нет необходимости отслеживать группы. Несмотря на то, что все имплантированные лица проходят ежегодный осмотр на протяжении всей жизни, никаких изменений в работе не ожидается, если только не произойдет несчастный случай или отказ устройства. Поэтому не ожидается, что результаты исследования изменятся со временем. Контрольная группа, с другой стороны, состоит из испытуемых с нормальным слухом, способных правильно выполнять тесты, т. психические расстройства), и эта способность не должна существенно изменяться с течением времени. Поскольку за субъектами не осуществляется последующее наблюдение («меры» выполняются только один раз), потерь в исследовании не будет.

Перевод вопросника MuRQoL Первоначально вопросник будет переведен с английского на испанский специалистом с соответствующей квалификацией. За этим последует перевод с испанского на английский (обратный перевод) другим квалифицированным лицом, не участвовавшим в клиническом исследовании. Это гарантирует, что испанская версия точно воспроизводит оригинальную английскую версию.

Статистический анализ Количественные переменные будут выражены как среднее значение, стандартное отклонение и диапазон, а качественные переменные - как абсолютные частоты и проценты. Для анализа результатов теста музыкального восприятия MuMu до и после КИ будет использован тест Уилкоксона для парных данных. Для оценки влияния социально-демографических и клинических переменных на результаты восприятия музыки после слухового импланта сравнение средних значений между группами будет проведено с использованием непараметрических методов (Краскалла-Уоллиса для более чем двух групп и Манна-Уитни для двух). группы) или параметрические методы (ANOVA для более чем двух групп и критерий Стьюдента для двух групп), в зависимости от размеров выборки, однородности данных и поправки на нормальность распределения. Коэффициент корреляции Спирмена будет использоваться для анализа взаимосвязи между вербальной дискриминацией после КИ и измерением восприятия музыки и удовольствия. Все анализы будут выполняться с двусторонним уровнем статистической значимости p<0,05. Статистический пакет SPSS v.24 будет использоваться для предлагаемого анализа.

Для проверки анкеты MuRQoL будет использоваться метод Rust & Golombok, 2000. Будут приняты во внимание надежность и валидность. Надежность оценивается с помощью согласованности (оценивается с помощью коэффициента альфа Кронбаха), временной стабильности (надежность при повторном тестировании, рассчитанная с использованием коэффициента внутриклассовой корреляции) и согласия между наблюдателями (анализируется с помощью процента согласия и индекса Каппа), а также достоверности через содержание. валидность (качественные оценки, которые должны быть сделаны экспертами-исследователями), конструктная валидность (факторный анализ и матрица мультипризнаков и мультиметодов) и критериальная валидность (отношение оценки каждого субъекта к золотому стандарту, в данном случае к баллам, полученным в исходном задании [Дрицакис и др., 2017]).

Дрицакис Г., ван Бесоув Р.М., Киттерик П., Вершуур К.А. Оценка качества жизни, связанная с музыкой, для руководства музыкальной реабилитацией взрослых пользователей кохлеарных имплантов. Американский журнал аудиологии 2017; 26: 268-282.

Что касается определения размера выборки, то это первое исследование с использованием музыкального инструмента Meludia среди детей, поэтому невозможно с уверенностью определить размер выборки, необходимый для выявления существенных различий между исследуемой и контрольной группами. Но, основываясь на недавнем исследовании, опубликованном нашей группой, в котором есть популяция с имплантированными имплантатами и их контрольные сверстники («сопоставленные» по полу, возрасту, уровню образования...), количество пациентов в исследовательской группе и 24 контрольных было установлено на уровне 24 (Мертенс Г. и др., 2020. Когнитивное улучшение после кохлеарной имплантации у пожилых людей с тяжелыми или глубокими нарушениями слуха: проспективное, лонгитюдное, контролируемое, многоцентровое исследование. Ухо и слух) с мощностью 75 % для обнаружения разницы в 14 стандартных отклонений (= Коэна d; Claes, A. J., et al. 2018. Когнитивные способности пожилых людей с тяжелыми нарушениями слуха до и после кохлеарной имплантации: предварительные результаты проспективного продольного когортного исследования с использованием RBANS-H. Отол Нейротол, 39, е765-е773).

Ограничения исследования. Ретроспективный дизайн для отбора пациентов не является препятствием, поскольку сбор данных, заполнение анкет и музыкальный тест с помощью Meludia оцениваются проспективно, что позволяет нам контролировать возможные предубеждения, связанные с этим типом дизайна, такие как как потеря информации.

Одним из возможных ограничений, с которыми мы можем столкнуться, является отказ некоторых пациентов оставаться в больничной палате дольше, чем это необходимо. Эту проблему можно было бы решить, предложив им возможность выполнять упражнения онлайн, с подключением к Интернету дома, и мы могли бы направлять их в выполнении упражнений.