Analyse van muzikale en stemvaardigheden bij kinderen en volwassen gebruikers van cochleaire implantaten

METHODOLOGIE

Opzet Cross-sectioneel onderzoek waarbij zowel geïmplanteerde patiënten als controlepersonen zonder gehoorverlies slechts één keer zijn getest.

Reikwijdte en proefpersonen Voordat proefpersonen in de studie worden opgenomen, is de goedkeuring van de ethische commissie van het Hospital Universitario La Paz (HULP) vereist.

ONDERZOEKSGROEP (geïmplanteerde groep) Volwassen patiënten (≥18 jaar) met postlinguaal gehoorverlies en kinderen (tussen 6 en 17 jaar) met prelinguaal of perilinguaal gehoorverlies die een CI hebben gekregen voor de leeftijd van 3 jaar.

Patiënten die tussen 2000 en januari 2023 een CI hebben gekregen, worden opgenomen als potentiële kandidaten voor deelname. Momenteel zijn er 76 proefpersonen van 6-17 jaar die geïmplanteerd zijn voor de leeftijd van 3 jaar en 231 post-linguale volwassenen geïdentificeerd in de database, waaraan post-linguale volwassenen die in de komende 2 jaar geïmplanteerd zijn, moeten worden toegevoegd, zodat na een jaar follow-up zij kunnen deelnemen aan het onderzoek.

Inclusiecriteria:

• Minimale leeftijd 6 jaar.
• Patiënten in de leeftijd van 6-17 jaar moeten zijn geïmplanteerd vóór de leeftijd van 3 jaar (om adequate CI-prestaties te garanderen).
• Minimaal 12 maanden ervaring met het apparaat
• Indicaties: unilateraal (één CI), bilateraal (twee CI's), bimodaal (één CI in het ene oor en een gehoorapparaat in het andere)
• Ten minste 80% van de elektroden actief op het moment van beoordeling.
• Vloeiend in het Spaans
• Ondertekende en gedateerde geïnformeerde toestemming voorafgaand aan het starten van een studieprocedure.

Uitsluitingscriteria:

• Voldoet niet aan de inclusiecriteria.
• Prelinguaal of meertalig volwassenen.
• Handicap naast slechthorendheid (bijvoorbeeld verstandelijke beperking). Routinebezoeken in de HULP of bij hun CI-aanpassessies zullen worden gebruikt als een gelegenheid om contact op te nemen met patiënten en hun deelname voor te stellen.

CONTROLEGROEP De controlegroep zal bestaan ​​uit proefpersonen ouder dan 6 jaar zonder gehoorbeschadiging, zonder handicap waardoor ze de tests niet kunnen afleggen en die sociaal-demografische kenmerken hebben die vergelijkbaar zijn met die van de onderzoeksgroep. Ze worden opgenomen van de KNO-afdeling waar ze ofwel met een ander type medische aandoening dan gehoorverlies zijn gekomen, of patiënten vergezellen. Ziekenhuis La Paz-personeel (of familieleden) die de tests willen uitvoeren, kunnen ook worden opgenomen. Ze moeten vloeiend Spaans spreken om ervoor te zorgen dat ze de studie en het doel ervan begrijpen. Om te bevestigen dat de controlegroep geen gehoorverlies heeft, ondergaan ze tonale audiometrie in beide oren, waarvan de toondrempel ≤30 dB moet zijn in de gespreksfrequenties van 500, 1000 en 2000 Hz.

Socio-demografische en klinische variabelen Studiegroep: affiliatiegegevens (huidige leeftijd, leeftijd bij implantatie, geslacht, opleidingsniveau), gegevens over gehoorverlies (etiologie, duur van gehoorverlies, type en mate van gehoorverlies, slechtste oor), operatiegegevens ( type implantaat en gebruikte elektrode-array, volledige of onvolledige insertie, zijdelingse implantatie, datum van interventie), postoperatieve complicaties. Deze gegevens worden verzameld uit de medische dossiers van de patiënten. Daarnaast worden aanpasgegevens (aantal actieve elektroden, processormodel) en audiologisch onderzoek met de CI verzameld.

Controlegroep: leeftijd, geslacht, bijbehorende pathologie(ën), opleidingsniveau.

Uitkomstvariabelen

1. Scoren van de muziekgerelateerde vragenlijst over kwaliteit van leven (MuRQoL), de Münchense muziekvragenlijst (MuMu) en de vragenlijst ontwikkeld voor proefpersonen van 6-17 jaar (zie beschrijving).
2. Validatie van de muziekgerelateerde levenskwaliteitsvragenlijst (MuRQoL) bij de volwassen bevolking.
3. Score verkregen in het "ontdekking"-niveau met de Meludia-muziektool (zie beschrijving).

4. Parameters om de stemkwaliteit te beoordelen:

   Gesproken stem: Vocaal onvermogen index, Maximale fonatietijd, Fundamentele stemfrequentie, Jitter, Shimmer, Harmonics to noise ratio (HNR), Smoothed cepstral peak (CPPS) en Spectrogram volgens de classificatie van Yanagihara.

   Gezongen stem: toonhoogte (ten opzichte van de noot die door een toetsenbord wordt uitgezonden), CPPS en Singing Power Ratio (SPR).

5. Impact van demografische en audiologische factoren op de resultaten van de vragenlijsten over muziekperceptie, evenals op de resultaten van de Meludia-tool en de akoestische analyse van de geïmplanteerde patiënten en vergelijking met de controlegroep met normaal gehoor.

Beschrijving van de meetinstrumenten

1. - MuMu-vragenlijst: de Munich Music Questionnaire is speciaal ontwikkeld voor volwassen CI-gebruikers met postlinguaal gehoorverlies. Het bevat vragen over vroegere en huidige activiteiten die verband houden met de gewoonte om naar muziek te luisteren. We zullen de verkorte versie gebruiken die 9 vragen bevat over muziekluistergewoonten in relatie tot verschillende muziekstijlen, verschillende instrumenten en deelname aan muzikale activiteiten op verschillende momenten in het leven van geïmplanteerde patiënten. Het biedt vele antwoordopties, van het "ja of nee"-formaat tot beoordelingsschalen en meerkeuzevragen met de mogelijkheid om zoveel opties aan te vinken als nodig is (bijv. "Hoe vaak luister je en/of heb je naar muziek geluisterd", op een schaal van 0-10; "Waarom luister je naar muziek", met de opties "voor je plezier", "professionele redenen", "emotionele voldoening", "om te ontspannen"). Het is vertaald en gevalideerd in het Spaans (ontwikkeld door SJ Brockmeier en aangepast door Ana Fuster. Info: https://www.medel.com/support/rehab/rehabilitation-downloads).
2. MuRQoL-vragenlijst: Het concept van muziekgerelateerde kwaliteit van leven (MuRQoL) werd aanvankelijk gedefinieerd als de impact van luistervaardigheid op de kwaliteit van leven van geïmplanteerde patiënten. Om aan dit concept te werken, creëerden groepen volwassen CI-gebruikers de vragen, waardoor de inhoudsvaliditeit werd gewaarborgd, wat verschilde van eerdere onderzoeken doordat gebruikers niet betrokken waren bij het initiële vraaggeneratieproces. De MuRQoL-vragenlijst gaat in op nieuwe aspecten van muzikale ervaring, zoals het vermogen om te horen of iemand op de juiste toonhoogte zingt. Het maakt gebruik van een 5-punts Likert-schaal of tevredenheidsschaal, die een reeks meningen omvat die een grotere mate van specificiteit mogelijk maken dan een ja/nee-vraag. Vijf van de 18 opgenomen vragen zijn nieuw onder de muziekvragenlijsten die zijn ontworpen voor volwassen CI-gebruikers (vraag 4 - "Kun je woorden in liedjes herkennen?", 6, 9, 10 en 15 - "Luister je naar muziek tijdens het reizen, bijv. de auto?"). Dit is belangrijk voor het beoordelen van muzikale ervaringen die niet zijn gemeten door eerdere vragenlijsten. Aan de andere kant zijn verschillende vragen vergelijkbaar met die van andere vragenlijsten, b.v. vraag 18 komt ook terug in de MuMu-test ("Zingt u, bespeelt u een muziekinstrument of fluit?"). De vragenlijst bestaat uit twee delen met elk dezelfde 18 vragen, onderverdeeld in muzikale perceptie en muzikale betrokkenheid. In deel I van de vragenlijst wordt gevraagd naar muzikale ervaringen, b.v. "Kun je onderscheid maken tussen verschillende ritmes in muziek? In deel II wordt gevraagd naar het belang van muziekluistervaardigheid, houding ten opzichte van muziek en muzikale activiteiten voor de drager van het implantaat, b.v. "Hoe belangrijk is het voor jou om verschillende ritmes in muziek te kunnen onderscheiden?" Dritsakis G, van Besouw RM, Kitterick P, Verschuur CA. Een muziekgerelateerde levenskwaliteitsmaatstaf om muziekrevalidatie voor volwassen gebruikers van cochleaire implantaten te begeleiden. Amerikaans tijdschrift voor audiologie 2017;26:268-282.
3. Vragenlijst voor proefpersonen van 6-17 jaar: Na bestudering van de bestaande literatuur vonden we geen enkele vragenlijst die zowel qua taal als qua scores geschikt was voor proefpersonen van 6-17 jaar. Daarom hebben we een selectie gemaakt van vragen die al door andere auteurs zijn gebruikt en die aspecten van muzikale interesses, muzikaal profiel, rol van muziek en muziekgerelateerde activiteiten omvatten [Pacheco et al., 2020; Vannatta-Hall, 2010; Waaramaa et al., 2018] (zie bijlage).Pacheco L, Miguel JHS, Gil D. Voorstel voor muzikale stimulatie voor slechthorende kinderen: casusrapporten. CoDAS 2020;32:e20190139; Vannatta-Hall JE: Muziekonderwijs in de lerarenopleiding voor jonge kinderen: de impact van een cursus muziekmethoden op het waargenomen vertrouwen en de competentie van leraren in opleiding om muziek te doceren. Universiteit van Illinois in Urbana-Champaign, 2010; Waaramaa T, Kukkonen T, Mykkänen S, Geneid A. Vocale emotie-identificatie door kinderen die cochleaire implantaten gebruiken, relaties met stemkwaliteit en muzikale interesses. Tijdschrift voor onderzoek naar spraak, taal en gehoor: JSLHR 2018;61:973-985.
4. Meludia: De muziektool Meludia (www.meludia.com), beschikbaar in het Spaans, maakt gebruik van interactieve muziek luisteroefeningen van oplopende moeilijkheidsgraad voor zowel kinderen als volwassenen. Het is gebaseerd op luisteren en reageren. Meludia stelt vragen met behulp van geluiden en kleurrijke grafische ontwerpen, die na zorgvuldig luisteren (patiënten die rechtstreeks worden aangestuurd en patiënten die zijn geïmplanteerd via de verbindingskabel die direct luisteren via de audioprocessor mogelijk maakt) worden geselecteerd met de pc-muis door op de knop te klikken die het beste overeenkomt met wat zojuist gehoord. Er worden verschillende categorieën geëvalueerd: Ritme (geef aan hoeveel percussieslagen er gehoord worden, van 1 tot 8), Melodie (geef aan of de melodie die wordt gehoord stijgend of dalend is), Dichtheid (geef aan hoeveel geluiden er tegelijkertijd te horen zijn, een of meerdere), Stabiliteit (geef aan of het geluid dat je hoort chaotisch is of niet; dat wil zeggen of het een gevoel van stabiliteit of instabiliteit geeft) en Spatialisation (geef aan of de tweede noot een hogere of lagere toon heeft dan de eerste). De tool bestaat uit 4 modules: Discovery, Intermediate, Advanced en Expert. In dit onderzoek werken we in eerste instantie met de Discovery-module, die bestaat uit 25 oefeningen (5 voor elk van de 5 hierboven aangegeven categorieën) (zie bijlage). Scores (tussen 1 en 3) worden verzameld voor elk van de oefeningen, evenals of elke categorie al dan niet is voltooid. In elk van de oefeningen zijn maximaal 4 pogingen toegestaan. Als de proefpersoon na de 4 pogingen niet in staat is om ten minste een score van 1 te behalen, stopt de test in die categorie en gaat hij verder met de volgende categorie. De test begint met de categorie "ritme", die als de gemakkelijkste categorie wordt beschouwd.

5. Akoestische analyse van de stem: er zal gebruik worden gemaakt van het Praat-programma (ontwikkeld door Paul Boersma en David Weenink van de Universiteit van Amsterdam), dat het meest wordt gebruikt in publicaties met betrekking tot het onderwerp 6 en waarvan de waarden zijn vergeleken met andere gevalideerde programma's in het spaans 7.

   Het geluidssignaal wordt opgevangen met een Saramonic International microfoon (3,5 mm) en er wordt een gesproken stemopname gemaakt volgens het protocol van de European Society of Laryngology 8:

   • Klinker /a/ minstens 3 seconden vastgehouden.
   • Fonetisch uitgebalanceerde tekst ("Platero y yo" van Juan Ramón Jiménez).
   • Spraakopname gezongen met de eerste zin van het populaire lied "Cumpleaños feliz", waarbij de laatste klinker /i/ minstens 3 seconden wordt verlengd.

   De parameters die moeten worden geanalyseerd om de kwaliteit van de stem te evalueren, zijn de volgende:

   Gesproken stem: Vocale onbekwaamheidindex, Maximale fonatietijd, Fundamentele frequentie van de stem, Jitter, Shimmer, Harmonics to noise ratio (HNR), Smoothed cepstral peak (CPPS) en Spectrogram volgens de classificatie van Yanagihara.

   Gezongen stem: toonhoogte (met betrekking tot de noot die door een toetsenbord wordt uitgezonden), CPPS en zangkrachtverhouding (SPR).

6. - Beschrijving van de audiologische tests: de studiegroep ondergaat tonale en spraakaudiometrie in het vrije veld om objectieve waarden van hun CI-prestaties te verkrijgen. Dit gebeurt in een dubbelwandige akoestisch geïsoleerde cabine en de proefpersonen zitten op 1 m afstand van de luidsprekers in een azimuthhoek van 0º. Als een patiënt een beter gehoor heeft in het niet-geïmplanteerde oor, wordt dit oor tijdens de test gemaskeerd, waardoor de perceptie van het "goede oor" wordt geëlimineerd en alleen de CI-prestatie wordt beoordeeld. Als de patiënt een hoortoestel draagt, wordt het verwijderd voor de test. Voor tonale audiometrie zullen de frequenties van 250, 500, 1000, 2000, 4000 en 6000 Hz worden geëvalueerd en voor statistische doeleinden zal de PTA4-waarde (gemiddelde drempels bij 500, 1000, 2000 en 4000 Hz) worden gebruikt. Spraakverstaan ​​wordt geëvalueerd met het percentage disyllaben zowel in stilte als in lawaai, zonder liplezen, bij 65dB SPL, en met een signaal-ruisverhouding van 10dB SPL onder het signaal; de opgenomen tracks van Cardenas en Marrero zullen worden gebruikt.

Procedure voor het invullen van de vragenlijsten en het uitvoeren van de muzikale en stemtest *Studiegroep: Na ontvangst van informatie over het onderzoek, zowel mondeling als schriftelijk, en ondertekening van het toestemmingsformulier, vullen patiënten de MuMu- en MuRQoL-vragenlijsten in (volwassenen) en de vragenlijst ontwikkeld voor proefpersonen van 6-17 jaar met de hulp van een lid van het onderzoeksteam (kinderen zullen ook worden bijgestaan ​​door hun ouders of voogden).

De muzikale test met de Meludia-tool, die naar schatting ongeveer 1 uur duurt, wordt uitgevoerd na het invullen van de vragenlijsten, of ze worden op een andere dag binnen de volgende 30 dagen ingepland. De audio-ingang van de CI-processor wordt aangesloten op de audio-uitgang van de laptop, om het signaal volledig te isoleren van externe ruis. Als alle Meludia-oefeningen zijn gedaan, wordt de stem geanalyseerd met het Praat-programma.

*Controlegroep: normaalhorende patiënten krijgen mondelinge en schriftelijke informatie over het onderzoek en na ondertekening van de geïnformeerde toestemming zullen ze de MuRQoL-vragenlijst invullen als ze ouder zijn dan 18 jaar of de vragenlijst die is ontwikkeld voor proefpersonen tussen 6 en 17 jaar oud. Daarna worden ze beoordeeld met de Meludia-tool en vervolgens met het programma Praat.

Zowel de vragenlijsten als de test met de Meludia-tool worden bij elke patiënt afzonderlijk in een rustige omgeving afgenomen. Als de jongste kinderen er niet in slagen om alle oefeningen in één sessie af te ronden, worden ze ingepland voor de volgende dagen, altijd binnen de komende 30 dagen, waarbij ze profiteren van een van hun routinecontroles.

Gezien de huidige pandemische situatie als gevolg van SARS-COV2, zou er, om de tijd die zowel de onderzoeksgroep als de controlegroep nodig heeft om het ziekenhuis te bezoeken, tot een minimum te beperken, een zelfinvullende versie van de vragenlijsten worden gemaakt, zodat ze kunnen worden ingevuld online. Assessment met Meludia kan ook op afstand worden uitgevoerd via Webex, Zoom of Teams; in dit geval zouden geïmplanteerde patiënten de kabel die de processor(s) verbindt met de audio-uitgang van de pc thuis laten bezorgen. Op dezelfde manier als de stemanalyse, die, na het sturen van de bijbehorende microfoon naar de proefpersonen, op afstand kon worden uitgevoerd.

Aangezien de studietoetsen (Meludia-muziektool, vragenlijsten en stemanalyse) maar één keer per onderwerp worden getest, is het niet nodig om de groepen op te volgen. Hoewel alle geïmplanteerden gedurende hun hele leven jaarlijks worden gecontroleerd, worden er geen veranderingen in de prestaties verwacht, tenzij er een ongeluk gebeurt of het apparaat defect raakt. Daarom wordt niet verwacht dat de resultaten van het onderzoek in de loop van de tijd zullen veranderen. De controlegroep bestaat daarentegen uit normaalhorende proefpersonen, die in staat zijn de tests correct uit te voeren, d.w.z. zonder een handicap die hen verhindert dit te doen (bijv. verstandelijke beperking) en dit vermogen mag in de loop van de tijd niet substantieel variëren. Aangezien er geen follow-up van de proefpersonen is (de "metingen" worden slechts één keer in de tijd uitgevoerd) zullen er geen verliezen in het onderzoek zijn.

Vertaling van de MuRQoL-vragenlijst In eerste instantie wordt de vragenlijst door een gekwalificeerd persoon vertaald van het Engels naar het Spaans. Dit wordt gevolgd door vertaling van het Spaans naar het Engels (terugvertaling) door een andere gekwalificeerde persoon van buiten de klinische studie. Dit zorgt ervoor dat de Spaanse versie de originele Engelse versie getrouw reproduceert.

Statistische analyse Kwantitatieve variabelen worden uitgedrukt als gemiddelde, standaarddeviatie en bereik, en kwalitatieve variabelen als absolute frequenties en percentages. Voor de analyse van de resultaten van de MuMu-muziekperceptietest voor en na het CI wordt de Wilcoxon-test voor gepaarde data gebruikt. Om de invloed van sociaal-demografische en klinische variabelen op de resultaten van muziekperceptie na het gehoorimplantaat te beoordelen, zullen vergelijkingen van gemiddelden tussen groepen worden gemaakt met behulp van niet-parametrische methoden (Kruskall-Wallis voor meer dan twee groepen en Mann-Whitney voor twee groepen). groepen) of parametrische methoden (ANOVA voor meer dan twee groepen en Student's t-toets voor twee groepen), afhankelijk van de steekproefomvang, de homogeniteit van de gegevens en de aanpassing aan de normaliteit van de verdeling. De correlatiecoëfficiënt van Spearman zal worden gebruikt om de relatie tussen verbale discriminatie na CI en het meten van muziekperceptie en -plezier te analyseren. Alle analyses zullen worden uitgevoerd op een tweezijdig p<0,05 niveau van statistische significantie. Voor de voorgestelde analyses zal het statistische pakket SPSS v.24 worden gebruikt.

Voor de validatie van de MuRQoL-vragenlijst zal de methode van Rust & Golombok, 2000 worden gebruikt. Hierbij wordt rekening gehouden met betrouwbaarheid en validiteit. Betrouwbaarheid wordt beoordeeld aan de hand van consistentie (beoordeeld aan de hand van Cronbach's alpha-coëfficiënt), temporele stabiliteit (test-hertestbetrouwbaarheid, berekend met de intraclass-correlatiecoëfficiënt) en overeenstemming tussen waarnemers (geanalyseerd aan de hand van het percentage van overeenstemming en de Kappa-index), en validiteit aan de hand van inhoud validiteit (kwalitatieve beoordelingen door deskundige onderzoekers), constructvaliditeit (factoranalyse en multitrait-multimethod matrix) en criteriumvaliditeit (relatie van de score van elke proefpersoon met een gouden standaard, in dit geval met de scores behaald in het oorspronkelijke item [Dritsakis et al., 2017]).

Dritsakis G, van Besouw RM, Kitterick P, Verschuur CA. Een muziekgerelateerde levenskwaliteitsmaatstaf om muziekrevalidatie voor volwassen gebruikers van cochleaire implantaten te begeleiden. Amerikaans tijdschrift voor audiologie 2017;26:268-282.

Wat betreft de bepaling van de steekproefomvang: dit is de eerste studie met de Meludia-muziektool in een kinderpopulatie, dus het is niet mogelijk om met zekerheid de steekproefomvang te weten die nodig is om significante verschillen tussen de onderzoeksgroep en de controlegroep te vinden. Maar op basis van een recente studie gepubliceerd door onze groep waar er een geïmplanteerde populatie is en hun controlegenoten ("gematcht" door geslacht, leeftijd, opleidingsniveau...), werd het aantal patiënten in de studiegroep en 24 controles vastgesteld op 24 (Mertens G., et al. 2020. Cognitieve verbetering na cochleaire implantatie bij oudere volwassenen met een ernstige of ernstige gehoorstoornis: een prospectieve, longitudinale, gecontroleerde, multicenter studie. Oor en gehoor), met 75% vermogen om een ​​verschil van 14 standaarddeviaties te detecteren (= Cohen's d; Claes, A.J., et al. 2018. Cognitieve prestaties van ernstig slechthorende oudere volwassenen voor en na cochleaire implantatie: voorlopige resultaten van een prospectieve, longitudinale cohortstudie met behulp van de RBANS-H. Otol Neurotol, 39, e765-e773).

Beperkingen van het onderzoek Het retrospectieve ontwerp voor de selectie van patiënten vormt geen belemmering aangezien de gegevensverzameling, het invullen van de vragenlijsten en de muzikale test met Meludia prospectief worden geëvalueerd, waardoor we mogelijke vooroordelen met betrekking tot dit type ontwerp kunnen beheersen, zoals als het verlies van informatie.

Een van de mogelijke beperkingen die we kunnen tegenkomen, is de weigering van sommige patiënten om langer dan nodig in een ziekenhuiskamer te blijven. Dit zou opgelost kunnen worden door ze de mogelijkheid te bieden de oefeningen online te doen, met een internetverbinding thuis, en we zouden ze kunnen begeleiden bij de oefeningen.