Lasten ja aikuisten sisäkorvaistutteiden musiikillisten ja äänitaitojen analyysi

METODOLOGIA

Suunnittelu Poikkileikkaustutkimus, jossa sekä implantoidut potilaat että kontrollihenkilöt ilman kuulonalenemaa testattiin vain kerran.

Laajuus ja tutkimuskohteet Ennen kuin koehenkilöt otetaan mukaan tutkimukseen, vaaditaan Hospital Universitario La Pazin (HULP) eettisen komitean hyväksyntä.

TUTKIMUSRYHMÄ (Implantoitu ryhmä) Aikuiset potilaat (≥18-vuotiaat), joilla on postlinguaalinen kuulonalenema, ja lapset (6–17-vuotiaat), joilla on prelinguaalinen tai perilinguaalinen kuulonalenema ja jotka ovat saaneet CI:n ennen 3 vuoden ikää.

Potilaat, jotka ovat saaneet CI:n vuodesta 2000 tammikuuhun 2023, otetaan mukaan mahdollisiksi osallistujaehdokkaiksi. Tällä hetkellä tietokannassa on tunnistettu 76 ennen 3 vuoden ikää implantoitua 6–17-vuotiasta henkilöä ja 231 post-linguaalista aikuista, joihin pitäisi lisätä seuraavan 2 vuoden aikana implantoidut post-linguaaliset aikuiset, jotta vuoden seurannan jälkeen he voivat osallistua tutkimukseen.

Sisällyttämiskriteerit:

• Alaikäraja 6 vuotta.
• 6–17-vuotiaille potilaille on oltava implantoitu ennen 3 vuoden ikää (riittävän CI-suorituskyvyn varmistamiseksi).
• Vähintään 12 kuukauden kokemus laitteesta
• Käyttöaiheet: yksipuolinen (yksi CI), kahdenvälinen (kaksi CI), bimodaalinen (yksi CI toisessa korvassa ja kuulolaite toisessa)
• Vähintään 80 % elektrodeista on aktiivisia arviointihetkellä.
• Sujuva espanjan kielen taito
• Allekirjoitettu ja päivätty tietoinen suostumus ennen minkään tutkimuksen aloittamista.

Poissulkemiskriteerit:

• Ei täytä sisällyttämiskriteerejä.
• Prelinguaaliset tai perilinguaaliset aikuiset.
• Vamma kuulovaurion lisäksi (esim. Rutiinikäyntejä HULP:ssa tai niiden CI-sovitusistunnoissa käytetään mahdollisuutena ottaa yhteyttä potilaisiin ja ehdottaa heidän osallistumistaan.

KONTROLLIRYHMÄ Vertailuryhmä koostuu yli 6-vuotiaista koehenkilöistä, joilla ei ole kuulovaurioita, joilla ei ole kokeisiin osallistumista estävää vammaa ja joilla on samankaltaisia ​​sosio-demografisia ominaisuuksia kuin tutkimusryhmällä. Heidät otetaan mukaan ENT-osastolta, jonne he ovat tulleet joko muun tyyppisen sairauden kuin kuulon heikkenemisen kanssa tai heidän mukanaan. La Pazin sairaalan henkilökunta (tai perheenjäsenet), jotka haluavat suorittaa testejä, voidaan myös ottaa mukaan. Heidän tulee puhua sujuvasti espanjaa varmistaakseen, että he ymmärtävät tutkimuksen ja sen tarkoituksen. Sen varmistamiseksi, että kontrolliryhmällä ei ole kuulovammaa, heille tehdään tonaalinen audiometria molemmista korvista, jonka äänikynnyksen tulee olla ≤30 dB keskustelutaajuuksilla 500, 1000 ja 2000 Hz.

Sosiodemografiset ja kliiniset muuttujat Tutkimusryhmä: kuuluvuustiedot (nykyinen ikä, istutusikä, sukupuoli, koulutustaso), kuulonalenematiedot (etiologia, kuulonaleneman kesto, kuulonaleneman tyyppi ja aste, pahin korva), leikkaustiedot ( käytetyn implantin ja elektrodiryhmän tyyppi, täydellinen tai epätäydellinen asennus, sivu implantti, interventiopäivä), leikkauksen jälkeiset komplikaatiot. Nämä tiedot kerätään potilaiden lääketieteellisistä tiedoista. Lisäksi kerätään sovitustiedot (aktiivisten elektrodien lukumäärä, prosessorimalli) ja audiologiset testit CI:llä.

Kontrolliryhmä: ikä, sukupuoli, liittyvä patologia(t), koulutustaso.

Tulosmuuttujat

1. Musiikkiin liittyvän elämänlaatukyselyn (MuRQoL), Münchenin musiikkikyselyn (MuMu) ja 6-17-vuotiaille koehenkilöille kehitetyn kyselyn pisteytyksen (ks. kuvaus).
2. Musiikkiin liittyvän elämänlaatukyselyn (MuRQoL) validointi aikuisväestössä.
3. Pisteet, jotka on saatu "löytö"-tasolla Meludia-musiikkityökalulla (katso kuvaus).

4. Parametrit äänenlaadun arvioimiseksi:

   Puhuttu ääni: Äänen kyvyttömyysindeksi, maksimi ääntelyaika, peruspuheen taajuus, värinä, hohto, harmoninen kohinasuhde (HNR), tasoitettu cepstral huippu (CPPS) ja spektrogrammi Yanagiharan luokituksen mukaan.

   Lauluääni: Sävelkorkeus (koskettimiston säveleen nähden), CPPS ja laulutehosuhde (SPR).

5. Demografisten ja audiologisten tekijöiden vaikutus musiikin havainnointikyselyiden tuloksiin sekä Meludia-työkalun tuloksiin ja implantoitujen potilaiden akustiseen analyysiin ja vertailuun normaalikuulokontrolliryhmään.

Mittauslaitteiden kuvaus

1. - MuMu-kysely: Munich Music Questionnaire kehitettiin erityisesti aikuisille CI-käyttäjille, joilla on postlinguaalinen kuulovaurio. Se sisältää kysymyksiä, jotka käsittelevät musiikin kuuntelutapaan liittyviä menneitä ja nykyisiä toimintoja. Käytämme lyhennettyä versiota, joka sisältää 9 kysymystä musiikin kuuntelutottumuksista liittyen eri musiikkityyleihin, eri soittimiin ja osallistumiseen musiikkiin eri elämänvaiheissa implantoitujen potilaiden elämässä. Se tarjoaa monia vastausvaihtoehtoja "kyllä ​​tai ei" -muodosta luokitusasteikoihin ja monivalintakysymyksiin sekä mahdollisuuden rastittaa niin monta vaihtoehtoa kuin tarpeen (esim. "Kuinka usein kuuntelet ja/tai olet kuunnellut musiikkia", asteikolla 0-10; "Miksi kuuntelet musiikkia", vaihtoehdoilla "miellytys", "ammatilliset syyt", "emotionaalinen tyytyväisyys", "rentoutua"). Se on käännetty ja validoitu espanjaksi (kehittäjä S.J. Brockmeier ja muokkaaja Ana Fuster. Tietoja: https://www.medel.com/support/rehab/rehabilitation-downloads).
2. MuRQoL-kysely: Musiikkiin liittyvän elämänlaadun käsite (MuRQoL) määriteltiin alun perin kuuntelutaitojen vaikutukseksi implantoitujen potilaiden elämänlaatuun. Työstääkseen tätä konseptia aikuisten CI-käyttäjien ryhmät loivat kysymykset ja varmistivat siten sisällön validiteetin, mikä eroaa aiemmista tutkimuksista siinä, että käyttäjät eivät olleet mukana alkuperäisessä kysymyksen generointiprosessissa. MuRQoL-kysely käsittelee musiikillisen kokemuksen uusia puolia, kuten kykyä kuulla, laulaako oikealla sävelkorkeudella. Se käyttää 5-pisteistä Likert-tyyppistä asteikkoa tai tyytyväisyysasteikkoa, joka sisältää useita mielipiteitä, jotka mahdollistavat suuremman tarkkuuden kuin kyllä/ei-kysymys. Mukana olevista 18 kysymyksestä viisi on uusia aikuisille CI-käyttäjille suunniteltujen musiikkikyselyiden joukossa (kysymys 4 - "Tunnistatko sanat kappaleista?", 6, 9, 10 ja 15 - "Kuunteletko musiikkia matkoillasi, esim. auto?"). Tämä on tärkeää arvioitaessa musiikillisia kokemuksia, joita ei ole mitattu aikaisemmilla kyselylomakkeilla. Toisaalta monet kysymykset ovat samanlaisia ​​kuin muissa kyselylomakkeissa, esim. Kysymys 18 näkyy myös MuMu-testissä ("Laulatko, soitatko instrumenttia vai pillit?"). Kyselylomake koostuu kahdesta osasta, joissa kussakin on samat 18 kysymystä, jaettuna musiikilliseen havaintoon ja musiikilliseen sitoutumiseen. Kyselyn osassa I kysytään musiikillisia kokemuksia, mm. "Voitko erottaa musiikin eri rytmit? Osa II kysyy musiikin kuuntelutaitojen, asenteiden musiikkiin ja musiikillisen toiminnan tärkeyttä implantin vastaanottajalle, mm. "Kuinka tärkeää sinulle on, että pystyt erottamaan musiikin eri rytmit?" Dritsakis G, van Besouw RM, Kitterick P, Verschuur CA. Musiikkiin liittyvä elämänlaatumittari, joka ohjaa aikuisten sisäkorvaistutteiden musiikillista kuntoutusta. American Journal of audiology 2017; 26:268-282.
3. Kyselylomake 6-17-vuotiaille: Tutkittuamme olemassa olevaa kirjallisuutta emme löytäneet yhtään kyselylomaketta, joka sopisi sekä kielellisesti että pisteiden muodossa 6-17-vuotiaille. Siksi olemme tehneet valikoiman kysymyksiä, joita muut kirjoittajat ovat jo käyttäneet ja jotka kattavat musiikilliset kiinnostuksen kohteet, musiikillisen profiilin, musiikin roolin ja musiikkiin liittyvät toiminnot [Pacheco et al., 2020; Vannatta-Hall, 2010; Waaramaa et al., 2018] (Katso liite).Pacheco L, Miguel JHS, Gil D. Musiikkistimulaatioehdotus kuulovammaisille lapsille: tapausraportit. CoDAS 2020;32:e20190139; Vannatta-Hall JE: Musiikkikasvatus varhaiskasvatuksen opettajakoulutuksessa: musiikin menetelmien kurssin vaikutus esiopettajien koettuun luottamukseen ja osaamiseen musiikin opettamiseen. Illinoisin yliopisto Urbana-Champaignissa, 2010; Waaramaa T, Kukkonen T, Mykkänen S, Geneid A. Sisäkorvaistutteita käyttävien lasten laulutunteen tunnistaminen, suhteet äänenlaatuun ja musiikilliset kiinnostuksen kohteet. Puheen, kielen ja kuulotutkimuksen lehti: JSLHR 2018;61:973-985.
4. Meludia: Musiikkityökalu Meludia (www.meludia.com), saatavilla espanjaksi, käyttää interaktiivisia musiikin kuunteluharjoituksia, joiden vaikeusaste on sekä lapsille että aikuisille. Se perustuu kuuntelemiseen ja vastaamiseen. Meludia esittää kysymyksiä äänillä ja värikkäillä graafisilla kuvioilla, jotka huolellisen kuuntelun jälkeen (potilaat, joita ohjataan suoraan ja ne, jotka on istutettu liitäntäkaapelilla, joka mahdollistaa suoran kuuntelun ääniprosessorin kautta) valitaan PC-hiirellä napsauttamalla sitä painiketta, joka parhaiten vastaa on juuri kuultu. Arvioidaan eri luokkia: Rytmi (osoita kuinka monta lyömäsoittimen lyöntiä kuullaan, 1-8), Melodia (osoita onko kuultu melodia nouseva vai laskeva), Tiheys (osoita kuinka monta ääntä kuuluu samanaikaisesti, yksi tai useampi), vakaus (osoita, onko kuultu ääni kaoottinen vai ei, eli antaako se vakauden tai epävakauden tunteen) ja Spatialisaatio (osoita, onko toisella nuotilla korkeampi vai matalampi äänenkorkeus kuin ensimmäisellä). Työkalu koostuu 4 moduulista: Discovery, Intermediate, Advanced ja Expert. Tässä tutkimuksessa työskentelemme aluksi Discovery-moduulin kanssa, joka koostuu 25 harjoituksesta (5 jokaista edellä mainituista viidestä kategoriasta) (katso liite). Pisteet (välillä 1-3) kerätään jokaisesta harjoituksesta sekä siitä, onko jokainen luokka suoritettu vai ei. Kussakin harjoituksessa sallitaan enintään 4 yritystä. Jos tutkittava ei saa neljän yrityksen jälkeen vähintään pistettä 1, koe lopetetaan kyseiseen luokkaan ja siirrytään seuraavaan luokkaan. Testi alkaa "rytmi"-kategorialla, jota pidetään helpoimpana kategoriana.

5. Äänen akustinen analyysi: käytetään Praat-ohjelmaa (kehittäjät Paul Boersma ja David Weenink Amsterdamin yliopistosta), joka on yleisimmin käytetty aiheeseen liittyvissä julkaisuissa 6 ja jonka arvoja on verrattu muihin validoituihin ohjelmiin. espanjaksi 7.

   Äänisignaali kerätään Saramonic International -mikrofonilla (3,5 mm) ja puheäänitallenne tehdään European Society of Laryngology 8:n protokollan mukaisesti:

   • Vokaali /a/ pidetään vähintään 3 sekuntia.
   • Foneettisesti tasapainotettu teksti ("Platero y yo", kirjoittanut Juan Ramón Jiménez).
   • Äänitallenne, joka on laulettu suositun kappaleen "Cumpleaños feliz" ensimmäisellä lauseella pidentäen viimeistä vokaalia /i/ vähintään 3 sekuntia.

   Äänen laadun arvioimiseksi analysoitavat parametrit ovat seuraavat:

   Puhuttu ääni: Äänikyvyttömyysindeksi, Maksimi ääntelyaika, Äänen perustaajuus, Jitter, Shimmer, Harmonics/Noise ratio (HNR), Smooted cepstral Peak (CPPS) ja spektrogrammi Yanagiharan luokituksen mukaan.

   Lauluääni: Sävelkorkeus (koskettimiston säveleen), CPPS ja laulutehosuhde (SPR).

6. - Audiologisten testien kuvaus: Tutkimusryhmälle suoritetaan ääni- ja puheaudiometria vapaalla kentällä saadakseen objektiiviset arvot CI-suorituskyvystään. Tämä suoritetaan kaksiseinäisessä, akustisesti eristetyssä kopissa, ja kohteet istuu 1 metrin päässä kaiuttimista 0º atsimuutissa. Jos potilaalla on parempi kuulo ei-implantoidussa korvassa, tämä korva peitetään testin aikana, mikä eliminoi "hyvän korvan" havaitsemisen ja arvioi vain CI:n suorituskykyä, ja jos potilaalla on kuulokoje, se poistetaan. testiä varten. Tonaalisessa audiometriassa arvioidaan taajuuksia 250, 500, 1000, 2000, 4000 ja 6000 Hz, ja tilastotarkoituksiin PTA4-arvoa (keskiarvoja 500,1000, 2000 ja 4000Hz) käytetään. Puheen havaitseminen arvioidaan distavujen prosenttiosuudella sekä hiljaisessa että melussa, ilman huulten lukemista, 65 dB SPL:llä ja signaali-kohinasuhteella 10 dB SPL signaalin alapuolella; Cardenasin ja Marreron tallennettuja kappaleita käytetään.

Lomakkeiden täyttö ja musiikki- ja äänitestin suorittaminen *Opiskeluryhmä: Saatuaan tiedon tutkimuksesta sekä suullisesti että kirjallisesti ja allekirjoitettuaan tietoisen suostumuslomakkeen potilaat täyttävät MuMu- ja MuRQoL-kyselylomakkeet (aikuiset) ja kyselylomake, joka on kehitetty 6-17-vuotiaille koehenkilöille tutkimusryhmän jäsenen avustuksella (lapsia avustavat myös heidän vanhempansa tai huoltajansa).

Musiikkikoe Meludia-työkalulla, jonka arvioimme kestävän noin tunnin, suoritetaan kyselyiden täyttämisen jälkeen tai muuten ne ajoitetaan toiselle päivälle seuraavan 30 päivän sisällä. CI-prosessorin äänitulo kytketään kannettavan tietokoneen äänilähtöön signaalin eristämiseksi kokonaan ulkoisesta kohinasta. Kun kaikki Meludia-harjoitukset on suoritettu, ääni analysoidaan Praat-ohjelmalla.

*Vertailuryhmä: normaalikuuloiset potilaat saavat suullista ja kirjallista tietoa tutkimuksesta ja he täyttävät tietoisen suostumuksen allekirjoittamisen jälkeen MuRQoL-kyselyn, jos ovat yli 18-vuotiaita tai 6-17-vuotiaille kehitetyn. Sen jälkeen ne arvioidaan Meludia-työkalulla ja sen jälkeen Praat-ohjelmalla.

Sekä kyselylomakkeet että testi Meludia-työkalulla annetaan kullekin potilaalle yksilöllisesti rauhallisessa ympäristössä. Jos pienimmät lapset eivät onnistu suorittamaan kaikkia harjoituksia yhdellä harjoituksella, heidät ajoitetaan seuraaville päiville, aina seuraavien 30 päivän sisällä, hyödyntäen yhtä heidän rutiinitarkastuksistaan.

Ottaen huomioon tämänhetkisen SARS-COV2:n aiheuttaman pandemiatilanteen, niin tutkimusryhmän että kontrollien sairaalassa käyntiin kuluvan ajan minimoimiseksi kyselylomakkeista laadittaisiin itse täytettävä versio, jotta ne voidaan täyttää. verkossa. Arviointi Meludialla voidaan suorittaa myös etänä Webexin, Zoomin tai Teamsin kautta; Tässä tapauksessa implantoiduille potilaille toimitetaan kaapeli, joka yhdistää prosessorin (prosessorit) tietokoneen äänilähtöön. Samalla tavalla kuin äänianalyysi, joka, kun vastaava mikrofoni on lähetetty koehenkilöille, voitaisiin suorittaa etänä.

Koska opintotestit (Meludia-musiikkityökalu, kyselylomakkeet ja äänianalyysi) testataan vain kerran kustakin aiheesta, ryhmiä ei tarvitse seurata. Vaikka kaikki implantaatit käyvät vuosittain tarkastuksessa koko elinkaarensa ajan, suorituskyvyssä ei odoteta muutoksia, ellei tapahdu onnettomuutta tai laitevikaa. Siksi tutkimuksen tulosten ei odoteta muuttuvan ajan myötä. Kontrolliryhmä puolestaan ​​muodostuu normaalikuuloisista koehenkilöistä, joilla on kyky suorittaa testit oikein, eli ilman vammaa, joka estää heitä tekemästä sitä (esim. henkinen vamma) ja tämä kyky ei saisi vaihdella merkittävästi ajan kuluessa. Koska koehenkilöille ei ole seurantaa ("toimenpiteet" suoritetaan vain kerran), tutkimuksessa ei tapahdu tappioita.

MuRQoL-kyselyn käännös Aluksi kyselylomakkeen kääntää englannista espanjaksi sopivan pätevyyden omaava henkilö. Tämän jälkeen toinen pätevä henkilö kliinisen tutkimuksen ulkopuolelta kääntää espanjasta englanniksi (takaisinkäännös). Näin varmistetaan, että espanjankielinen versio toistaa uskollisesti alkuperäisen englanninkielisen version.

Tilastollinen analyysi Kvantitatiiviset muuttujat ilmaistaan ​​keskiarvona, keskihajontana ja vaihteluvälinä ja kvalitatiiviset muuttujat absoluuttisina taajuuksina ja prosentteina. MuMu-musiikin havaintotestin tulosten analysointiin ennen ja jälkeen CI:n käytetään Wilcoxon-testiä paritietojen osalta. Jotta voidaan arvioida sosio-demografisten ja kliinisten muuttujien vaikutusta musiikin havaintotuloksiin kuuloimplanttien jälkeen, keskiarvojen vertailua ryhmien välillä tehdään ei-parametrisilla menetelmillä (Kruskall-Wallis useammalle kuin kahdelle ryhmälle ja Mann-Whitney kahdelle ryhmät) tai parametriset menetelmät (ANOVA useammalle kuin kahdelle ryhmälle ja Studentin t-testi kahdelle ryhmälle) riippuen otoskoosta, aineiston homogeenisuudesta ja jakauman normaalisuunnista. Spearmanin korrelaatiokerrointa käytetään analysoimaan CI:n jälkeisen verbaalisen syrjinnän ja musiikin havainnoinnin ja nautinnon mittaamisen välistä suhdetta. Kaikki analyysit suoritetaan tilastollisen merkitsevyyden kaksisuuntaisella p<0,05-tasolla. Ehdotetuissa analyyseissä käytetään tilastopakettia SPSS v.24.

MuRQoL-kyselyn validoinnissa käytetään Rust & Golombok, 2000 -menetelmää. Luotettavuus ja pätevyys otetaan huomioon. Luotettavuutta arvioidaan johdonmukaisuuden (arvioituna Cronbachin alfa-kertoimella), ajallisen stabiiliuden (testi-uudelleentestin luotettavuus, laskettu luokan sisäisellä korrelaatiokertoimella) ja tarkkailijoiden välisen sopivuuden (analysoidaan prosenttiosuuden ja Kappa-indeksin avulla) ja validiteetin sisällön perusteella. validiteetti (laadulliset arvioinnit asiantuntijatutkijoilta), konstruktivaliditeetti (faktorianalyysi ja monipiirre-monimenetelmämatriisi) ja kriteerin validiteetti (kunkin koehenkilön pistemäärän suhde kultaiseen standardiin, tässä tapauksessa alkuperäisessä pisteessä saatuihin pisteisiin [Dritsakis) et ai., 2017]).

Dritsakis G, van Besouw RM, Kitterick P, Verschuur CA. Musiikkiin liittyvä elämänlaatumittari, joka ohjaa aikuisten sisäkorvaistutteiden musiikillista kuntoutusta. American Journal of audiology 2017; 26:268-282.

Mitä tulee otoskoon määrittämiseen, tämä on ensimmäinen tutkimus Meludia-musiikkityökalulla lapsipopulaatiossa, joten ei ole mahdollista tietää varmasti otoskokoa, joka tarvitaan merkittävien erojen löytämiseksi tutkimusryhmän ja kontrolliryhmän välillä. Mutta ryhmämme äskettäin julkaiseman tutkimuksen perusteella, jossa on istutettu populaatio ja heidän vertailuryhmänsä ("sovitettu" sukupuolen, iän, koulutustason mukaan...), tutkimusryhmän ja 24 kontrollin potilaiden määräksi asetettiin 24 (Mertens G. et al. 2020. Kognitiivinen paraneminen sisäkorvaistutuksen jälkeen vanhemmilla aikuisilla, joilla on vakava tai syvä kuulovaurio: tuleva, pitkittäinen, kontrolloitu, monikeskustutkimus. Korva ja kuulo), 75 %:n teholla 14 standardipoikkeaman eron havaitsemiseen (= Cohenin d; Claes, A. J. et al. 2018. Vaikeasti kuulovammaisten iäkkäiden aikuisten kognitiivinen suorituskyky ennen sisäkorvaistutusta ja sen jälkeen: Alustavat tulokset prospektiivisesta, pitkittäissuuntaisesta kohorttitutkimuksesta, jossa käytettiin RBANS-H:ta. Otol Neurotol, 39, e765-e773).

Tutkimuksen rajoitukset Retrospektiivinen suunnittelu potilaiden valinnassa ei ole este, koska tiedonkeruu, kyselylomakkeiden täyttäminen ja musiikkitesti Meludian kanssa arvioidaan prospektiivisesti, jolloin voimme hallita tämäntyyppiseen suunnitteluun liittyviä mahdollisia harhoja, kuten esim. kuin tiedon menetys.

Yksi mahdollisista rajoituksista, joita voimme kohdata, on joidenkin potilaiden kieltäytyminen oleskelemasta sairaalahuoneessa pidempään kuin on tarpeen. Tämä voitaisiin ratkaista tarjoamalla heille mahdollisuus tehdä harjoitukset verkossa, nettiyhteydellä kotona ja voisimme ohjata heitä harjoitusten läpi.