Análise das Habilidades Musicais e Vocais em Crianças e Adultos Usuários de Implante Coclear

METODOLOGIA

Projeto Estudo transversal no qual tanto os pacientes implantados quanto os controles sem perda auditiva foram testados apenas uma vez.

Escopo e sujeitos do estudo Antes da inclusão dos sujeitos no estudo, será necessária a aprovação do Comitê de Ética do Hospital Universitário La Paz (HULP).

GRUPO DE ESTUDO (Grupo implantado) Pacientes adultos (≥18 anos) com deficiência auditiva pós-lingual e crianças (entre 6 e 17 anos) com deficiência auditiva pré-lingual ou perilingual que receberam IC antes dos 3 anos de idade.

Os pacientes que receberam um IC de 2000 a janeiro de 2023 serão incluídos como possíveis candidatos à participação. Atualmente, 76 indivíduos com idades entre 6-17 anos implantados antes dos 3 anos e 231 adultos pós-linguais são identificados no banco de dados, aos quais devem ser adicionados adultos pós-linguais implantados nos próximos 2 anos, para que após um ano de acompanhamento eles podem participar do estudo.

Critério de inclusão:

• Idade mínima de 6 anos.
• Pacientes com idades entre 6 e 17 anos devem ter sido implantados antes dos 3 anos de idade (para garantir o desempenho adequado do IC).
• Experiência mínima de 12 meses com o dispositivo
• Indicações: unilateral (um IC), bilateral (dois ICs), bimodal (um IC em uma orelha e um aparelho auditivo na outra)
• Pelo menos 80% dos eletrodos ativos no momento da avaliação.
• Fluência em espanhol
• Consentimento informado assinado e datado antes de iniciar qualquer procedimento do estudo.

Critério de exclusão:

• Não atender aos critérios de inclusão.
• Adultos pré-linguais ou perilinguais.
• Deficiência além da deficiência auditiva (por exemplo, deficiência mental). As visitas de rotina no HULP ou em suas sessões de adaptação do IC serão utilizadas como uma oportunidade para entrar em contato com os pacientes e propor sua participação.

GRUPO CONTROLE O grupo controle será composto por sujeitos maiores de 6 anos sem deficiência auditiva, sem deficiência que os impeça de realizar os testes e que possuam características sociodemográficas semelhantes às do grupo de estudo. Eles serão incluídos no Departamento de Otorrinolaringologia onde vieram com outro tipo de condição médica que não a perda auditiva ou acompanham pacientes. Também podem ser incluídos funcionários do Hospital La Paz (ou familiares) que desejem realizar os testes. Eles devem ser fluentes em espanhol para garantir que compreendam o estudo e seu objetivo. Para confirmar que o grupo controle não possui deficiência auditiva, eles serão submetidos à audiometria tonal em ambas as orelhas, cujo limiar tonal deverá ser ≤30dB nas frequências conversacionais de 500, 1000 e 2000Hz.

Variáveis ​​sociodemográficas e clínicas Grupo de estudo: dados de afiliação (idade atual, idade na implantação, sexo, grau de escolaridade), dados de perda auditiva (etiologia, duração da perda auditiva, tipo e grau de perda auditiva, pior orelha), dados da cirurgia ( tipo de implante e feixe de eletrodos utilizados, inserção completa ou incompleta, lado implantado, data da intervenção), complicações pós-operatórias. Esses dados serão coletados dos prontuários dos pacientes. Além disso, serão coletados dados de adaptação (número de eletrodos ativos, modelo do processador) e testes audiológicos com o IC.

Grupo de controlo: idade, sexo, patologia(s) associada(s), grau de escolaridade.

Variáveis ​​de resultado

1. Pontuação do questionário de qualidade de vida relacionada à música (MuRQoL), do questionário de música de Munique (MuMu) e do questionário desenvolvido para indivíduos de 6 a 17 anos (ver descrição).
2. Validação do questionário de qualidade de vida relacionada à música (MuRQoL) em população adulta.
3. Pontuação obtida no nível "descoberta" com a ferramenta de música Meludia (ver descrição).

4. Parâmetros para avaliar a qualidade da voz:

   Voz falada: Índice de incapacidade vocal, Tempo máximo de fonação, Frequência fundamental da voz, Jitter, Shimmer, Relação harmônicos-ruído (HNR), Pico cepstral suavizado (CPPS) e Espectrograma segundo a classificação de Yanagihara.

   Voz cantada: Pitch (relativo à nota emitida por um teclado), CPPS e Singing power ratio (SPR).

5. Impacto dos fatores demográficos e audiológicos nos resultados dos questionários de percepção musical, bem como nos resultados da ferramenta Meludia e da análise acústica dos pacientes implantados e comparação com o grupo controle de ouvintes normais.

Descrição dos instrumentos de medição

1. - MuMu Questionnaire: O Munich Music Questionnaire foi desenvolvido especialmente para a população adulta de usuários de IC com perda auditiva pós-lingual. Inclui questões que abordam atividades passadas e presentes relacionadas ao hábito de ouvir música. Utilizaremos a versão abreviada que contém 9 questões sobre hábitos de escuta musical em relação a vários estilos musicais, diferentes instrumentos e participação em atividades musicais em diferentes momentos da vida de pacientes implantados. Oferece muitas opções de resposta, desde o formato "sim ou não" até escalas de avaliação e questões de múltipla escolha com a possibilidade de assinalar quantas opções forem necessárias (ex. "Com que frequência você ouve e/ou já ouviu música", em uma escala de 0 a 10; "Por que você ouve música", com as opções "por prazer", "motivos profissionais", "satisfação emocional", "para relaxar"). Está traduzido e validado em espanhol (desenvolvido por S.J. Brockmeier e adaptado por Ana Fuster. Informações: https://www.medel.com/support/rehab/rehabilitation-downloads).
2. Questionário MuRQoL: O conceito de qualidade de vida relacionada à música (MuRQoL) foi inicialmente definido como o impacto das habilidades auditivas na qualidade de vida de pacientes implantados. Para trabalhar esse conceito, grupos de usuários adultos de IC criaram as perguntas, garantindo assim a validade de conteúdo, diferindo de estudos anteriores em que os usuários não estavam envolvidos no processo inicial de geração das perguntas. O questionário MuRQoL aborda novos aspectos da experiência musical, como a capacidade de ouvir se alguém está cantando no tom certo. Ele usa uma escala do tipo Likert de 5 pontos ou escala de satisfação, que inclui uma gama de opiniões que permite um maior grau de especificidade do que uma pergunta sim/não. Cinco das 18 perguntas incluídas são inéditas entre os questionários musicais elaborados para usuários adultos de IC, (questão 4 - "você consegue reconhecer palavras em músicas?", 6, 9, 10 e 15 - "você ouve música enquanto viaja, por exemplo, em o carro?"). Isso é importante para avaliar experiências musicais que não foram medidas por questionários anteriores. Por outro lado, várias questões são semelhantes às de outros questionários, por ex. a questão 18 também se reflete no teste MuMu ("Você canta, toca algum instrumento musical ou apita?"). O questionário é composto por duas partes com as mesmas 18 questões cada, divididas em percepção musical e engajamento musical. A parte I do questionário pergunta sobre experiências musicais, por ex. "Você consegue diferenciar entre diferentes ritmos na música? A Parte II pergunta sobre a importância das habilidades de escuta musical, atitudes em relação à música e atividades musicais para o receptor do implante, por exemplo, "Quão importante é para você ser capaz de distinguir diferentes ritmos na música?" Dritsakis G, van Besouw RM, Kitterick P, Verschuur CA. Uma Medida de Qualidade de Vida Relacionada à Música para Orientar a Reabilitação Musical para Usuários Adultos de Implante Coclear. Jornal americano de audiologia 2017;26:268-282.
3. Questionário para indivíduos de 6 a 17 anos: Após revisar a literatura existente, não encontramos nenhum questionário adequado tanto na linguagem quanto na forma de pontuação para indivíduos de 6 a 17 anos. Para tanto, fizemos uma seleção de questões já utilizadas por outros autores e que englobam aspectos de interesses musicais, perfil musical, papel da música e atividades relacionadas à música [Pacheco et al., 2020; Vannatta-Hall, 2010; Waaramaa et al., 2018] (Ver Anexo). Pacheco L, Miguel JHS, Gil D. Proposta de estimulação musical para crianças com deficiência auditiva: relato de casos. CoDAS 2020;32:e20190139; Vannatta-Hall JE: Educação musical na educação de professores da primeira infância: o impacto de um curso de métodos musicais na percepção de confiança e competência de professores em formação para ensinar música. Universidade de Illinois em Urbana-Champaign, 2010; Waaramaa T, Kukkonen T, Mykkänen S, Geneid A. Identificação de emoções vocais por crianças que usam implantes cocleares, relações com a qualidade da voz e interesses musicais. Jornal de pesquisa de fala, linguagem e audição: JSLHR 2018;61:973-985.
4. Meludia: A ferramenta de música Meludia (www.meludia.com), disponível em espanhol, utiliza exercícios interativos de escuta musical de dificuldade progressiva para crianças e adultos. Baseia-se em ouvir e responder. Meludia faz perguntas por meio de sons e desenhos gráficos coloridos, que após escuta atenta (pacientes controlados diretamente e implantados através do cabo de conexão que permite escuta direta pelo processador de áudio) são selecionados com o mouse do PC clicando no botão que melhor corresponde ao que acaba de ser ouvido. São avaliadas diferentes categorias: Ritmo (indicar quantas batidas de percussão são ouvidas, de 1 a 8), Melodia (indicar se a melodia ouvida é ascendente ou descendente), Densidade (indicar quantos sons são ouvidos simultaneamente, um ou vários), Estabilidade (indicar se o som ouvido é caótico ou não; ou seja, se dá uma sensação de estabilidade ou instabilidade) e Espacialização (indicar se a segunda nota é mais aguda ou mais grave que a primeira). A ferramenta é composta por 4 módulos: Discovery, Intermediate, Advanced e Expert. Neste estudo trabalharemos inicialmente com o módulo Discovery, que consiste em 25 exercícios (5 para cada uma das 5 categorias indicadas acima) (ver apêndice). Pontuações (entre 1 e 3) serão coletadas para cada um dos exercícios, bem como a conclusão ou não de cada categoria. Serão permitidas no máximo 4 tentativas em cada um dos exercícios. Se após as 4 tentativas o sujeito não conseguir obter pelo menos 1 ponto, o teste deve parar naquela categoria e passar para a próxima categoria. A prova iniciará com a categoria “ritmo”, que é considerada a categoria mais fácil.

5. Análise acústica da voz: será utilizado o programa Praat (desenvolvido por Paul Boersma e David Weenink da University of Amsterdam), que é o mais utilizado em publicações relacionadas ao assunto 6 e cujos valores foram comparados com outros programas validados em espanhol 7.

   O sinal sonoro será captado com um microfone Saramonic International (3,5 mm) e será feita uma gravação de voz falada de acordo com o protocolo da European Society of Laryngology 8:

   • Vogal /a/ mantida por pelo menos 3 segundos.
   • Texto foneticamente balanceado ("Platero y yo" de Juan Ramón Jiménez).
   • Gravação de voz cantada com a primeira frase da popular canção "Cumpleaños feliz" prolongando a última vogal /i/ por pelo menos 3 segundos.

   Os parâmetros a serem analisados ​​para avaliar a qualidade da voz são os seguintes:

   Voz falada: Índice de incapacidade vocal, Tempo máximo de fonação, Frequência fundamental da voz, Jitter, Shimmer, Relação harmônicos-ruído (HNR), Pico cepstral suavizado (CPPS) e Espectrograma segundo a classificação de Yanagihara.

   Voz cantada: Pitch (em relação à nota emitida por um teclado), CPPS e Singing power ratio (SPR).

6. - Descrição dos testes audiológicos: o grupo de estudo será submetido a audiometria tonal e fonoaudiológica em campo livre para obtenção de valores objetivos de seu desempenho no IC. Isso será realizado em uma cabine com isolamento acústico de parede dupla e os sujeitos ficarão sentados a 1 m de distância dos alto-falantes a 0º azimute. Caso o paciente tenha melhor audição na orelha não implantada, esta orelha será mascarada durante o teste eliminando assim a percepção da "orelha boa" e avaliando apenas o desempenho do IC, e se o paciente estiver usando aparelho auditivo este será removido para o teste. Para a audiometria tonal serão avaliadas as frequências de 250, 500, 1000, 2000, 4000 e 6000Hz e para fins estatísticos será utilizado o valor PTA4 (limiares médios em 500,1000, 2000 e 4000Hz). A percepção de fala será avaliada com a % de dissílabos tanto no silêncio quanto no ruído, sem leitura labial, a 65dB NPS, e com relação sinal/ruído de 10dB NPS abaixo do sinal; serão utilizadas as faixas gravadas de Cárdenas e Marrero.

Procedimento para preenchimento dos questionários e realização do teste musical e de voz *Grupo de estudo: Após receber informações sobre o estudo, tanto oralmente quanto por escrito, e assinar o termo de consentimento livre e esclarecido, os pacientes preencherão os questionários MuMu e MuRQoL (adultos) e o questionário desenvolvido para sujeitos de 6 a 17 anos com a ajuda de um membro da equipe de pesquisa (as crianças também serão assistidas por seus pais ou responsáveis).

O teste musical com a ferramenta Meludia, que estimamos em aproximadamente 1 hora, será realizado após o preenchimento dos questionários, ou então será agendado para outro dia dentro dos 30 dias seguintes. A entrada de áudio do processador CI será conectada à saída de áudio do laptop, de forma a isolar completamente o sinal de ruídos externos. Uma vez concluídos todos os exercícios do Meludia, a voz será analisada com o programa Praat.

*Grupo controle: os pacientes normo-ouvintes receberão informações orais e escritas sobre o estudo e após assinarem o termo de consentimento livre e esclarecido preencherão o questionário MuRQoL caso sejam maiores de 18 anos ou o desenvolvido para sujeitos entre 6-17 anos. Em seguida, serão avaliados com a ferramenta Meludia e posteriormente com o programa Praat.

Tanto os questionários quanto o teste com a ferramenta Meludia serão administrados a cada paciente individualmente em um ambiente silencioso. Caso os mais novos não consigam realizar todos os exercícios numa única sessão, serão agendados para os dias seguintes, sempre nos 30 dias seguintes, aproveitando um dos seus check-ups de rotina.

Dada a atual situação de pandemia devido ao SARS-COV2, a fim de minimizar o tempo que leva tanto para o grupo de estudo quanto para os controles visitarem o hospital, uma versão autopreenchida dos questionários seria criada para que eles possam ser preenchidos on-line. A avaliação com o Meludia também pode ser realizada remotamente via Webex, Zoom ou Teams; neste caso, os pacientes implantados teriam o cabo que conecta o(s) processador(es) à saída de áudio do PC entregue em suas residências. Da mesma forma que a análise de voz, que, após o envio do microfone correspondente aos sujeitos, poderia ser realizada remotamente.

Uma vez que os testes de estudo (ferramenta de música Meludia, questionários e análise de voz) serão testados apenas uma vez em cada assunto, não há necessidade de acompanhamento dos grupos. Embora todos os implantados façam um check-up anual durante toda a vida, não são esperadas alterações no desempenho, a menos que haja um acidente ou falha do dispositivo. Portanto, não se espera que os resultados do estudo mudem ao longo do tempo. Já o grupo controle é constituído por sujeitos normo-ouvintes, com capacidade de realizar os testes corretamente, ou seja, sem deficiência que os impeça de fazê-lo (ex. deficiência mental) e essa capacidade não deve variar substancialmente ao longo do tempo. Como não há acompanhamento dos sujeitos (as "medidas" são realizadas apenas uma vez no tempo) não haverá perdas no estudo.

Tradução do questionário MuRQoL Inicialmente, o questionário será traduzido do inglês para o espanhol por uma pessoa devidamente qualificada. Isso será seguido pela tradução do espanhol para o inglês (back-translation) por outra pessoa qualificada de fora do estudo clínico. Isso garantirá que a versão em espanhol reproduza fielmente a versão original em inglês.

Análise estatística As variáveis ​​quantitativas serão expressas como média, desvio padrão e amplitude, e as variáveis ​​qualitativas como frequências absolutas e percentuais. Para a análise dos resultados do teste de percepção musical MuMu antes e após o IC, será utilizado o teste de Wilcoxon para dados pareados. Para avaliar a influência de variáveis ​​sociodemográficas e clínicas nos resultados de percepção musical após o implante auditivo, serão feitas comparações de médias entre os grupos por meio de métodos não paramétricos (Kruskall-Wallis para mais de dois grupos e Mann-Whitney para dois grupos) ou métodos paramétricos (ANOVA para mais de dois grupos e teste t de Student para dois grupos), dependendo do tamanho da amostra, da homogeneidade dos dados e do ajuste à normalidade da distribuição. O coeficiente de correlação de Spearman será utilizado para analisar a relação entre a discriminação verbal após o IC e a medida da percepção e prazer musical. Todas as análises serão realizadas em nível de significância estatística bicaudal p<0,05. O pacote estatístico SPSS v.24 será utilizado para as análises propostas.

Para a validação do questionário MuRQoL será utilizado o método de Rust & Golombok, 2000. A confiabilidade e a validade serão levadas em consideração. A confiabilidade é avaliada pela consistência (avaliada pelo coeficiente alfa de Cronbach), estabilidade temporal (confiabilidade teste-reteste, calculada pelo coeficiente de correlação intraclasse) e concordância interobservador (analisada pelo percentual de concordância e índice Kappa) e validade pelo conteúdo validade (avaliações qualitativas a serem feitas por pesquisadores especialistas), validade de construto (análise fatorial e matriz multitraço-multimétodo) e validade de critério (relação da pontuação de cada sujeito com um Padrão Ouro, neste caso com as pontuações obtidas no item original [Dritsakis e outros, 2017]).

Dritsakis G, van Besouw RM, Kitterick P, Verschuur CA. Uma Medida de Qualidade de Vida Relacionada à Música para Orientar a Reabilitação Musical para Usuários Adultos de Implante Coclear. Jornal americano de audiologia 2017;26:268-282.

Em relação à determinação do tamanho da amostra, este é o primeiro estudo com a ferramenta de música Meludia em uma população infantil, portanto não é possível saber com certeza o tamanho da amostra necessário para encontrar diferenças significativas entre o grupo de estudo e o grupo de controle. Mas com base em um estudo recente publicado por nosso grupo, onde há uma população implantada e seus pares de controle ("comparados" por sexo, idade, nível educacional...), o número de pacientes no grupo de estudo e 24 controles foi definido em 24 (Mertens G., et al. 2020. Melhora Cognitiva Após Implante Coclear em Idosos com Deficiência Auditiva Grave ou Profunda: Um Estudo Prospectivo, Longitudinal, Controlado e Multicêntrico. Orelha e audição), com 75% de poder para detectar uma diferença de 14 desvios padrão (= d de Cohen; Claes, A. J., et al. 2018. Desempenho cognitivo de idosos com deficiência auditiva grave antes e após o implante coclear: resultados preliminares de um estudo prospectivo de coorte longitudinal usando o RBANS-H. Otol Neurotol, 39, e765-e773).

Limitações do estudo O delineamento retrospectivo para a seleção dos pacientes não é um obstáculo, pois a coleta de dados, o preenchimento dos questionários e o teste musical com Meludia são avaliados prospectivamente, permitindo controlar possíveis vieses relacionados a esse tipo de delineamento, como como a perda de informação.

Uma das possíveis limitações que podemos encontrar é a recusa de alguns pacientes em permanecer mais tempo do que o necessário em um quarto de hospital. Isso poderia ser resolvido oferecendo a eles a possibilidade de fazer os exercícios online, com conexão à internet em casa, e poderíamos orientá-los nos exercícios.