Analyse der musikalischen und stimmlichen Fähigkeiten bei Kindern und erwachsenen Cochlea-Implantat-Trägern

METHODIK

Design Querschnittsstudie, in der sowohl implantierte Patienten als auch Kontrollpersonen ohne Hörverlust nur einmal getestet wurden.

Umfang und Studienfächer Vor der Aufnahme von Fächern in die Studie ist die Zustimmung der Ethikkommission des Hospital Universitario La Paz (HULP) erforderlich.

STUDIENGRUPPE (Implantierte Gruppe) Erwachsene Patienten (≥18 Jahre) mit postlingualem Hörverlust und Kinder (zwischen 6 und 17 Jahren) mit prälingualem oder perilingualem Hörverlust, die vor dem 3. Lebensjahr ein CI erhalten haben.

Patienten, die von 2000 bis Januar 2023 ein CI erhalten haben, werden als potenzielle Kandidaten für die Teilnahme aufgenommen. Derzeit sind 76 Probanden im Alter von 6-17 Jahren, die vor dem Alter von 3 Jahren implantiert wurden, und 231 postlinguale Erwachsene in der Datenbank identifiziert, zu denen postlinguale Erwachsene, die in den nächsten 2 Jahren implantiert wurden, hinzugefügt werden sollten, so dass nach einem Jahr folgen nach oben können sie an der Studie teilnehmen.

Einschlusskriterien:

• Mindestalter 6 Jahre.
• Patienten im Alter von 6-17 Jahren müssen vor dem Alter von 3 Jahren implantiert worden sein (um eine angemessene CI-Leistung sicherzustellen).
• Mindestens 12 Monate Erfahrung mit dem Gerät
• Indikationen: unilateral (ein CI), bilateral (zwei CIs), bimodal (ein CI in einem Ohr und ein Hörgerät im anderen)
• Mindestens 80 % der Elektroden zum Zeitpunkt der Bewertung aktiv.
• Fließendes Spanisch
• Unterschriebene und datierte Einverständniserklärung vor Beginn eines Studienverfahrens.

Ausschlusskriterien:

• Einschlusskriterien nicht erfüllen.
• Prelinguale oder perilinguale Erwachsene.
• Behinderung zusätzlich zur Hörbehinderung (z. B. geistige Behinderung). Routinebesuche im HULP oder bei ihren CI-Anpasssitzungen werden als Gelegenheit genutzt, Patienten zu kontaktieren und ihre Teilnahme vorzuschlagen.

KONTROLLGRUPPE Die Kontrollgruppe besteht aus Probanden über 6 Jahren ohne Hörbehinderung, ohne Behinderung, die sie daran hindert, an den Tests teilzunehmen, und die ähnliche soziodemografische Merkmale wie die Studiengruppe aufweisen. Sie werden von der HNO-Abteilung aufgenommen, wo sie entweder mit einer anderen Art von Krankheit als Hörverlust gekommen sind oder Patienten begleiten. Mitarbeiter des Krankenhauses La Paz (oder Familienmitglieder), die die Tests durchführen möchten, können ebenfalls einbezogen werden. Sie müssen fließend Spanisch sprechen, um sicherzustellen, dass sie die Studie und ihren Zweck verstehen. Um zu bestätigen, dass die Kontrollgruppe keine Schwerhörigkeit hat, wird sie einer tonalen Audiometrie auf beiden Ohren unterzogen, deren Tonschwelle ≤ 30 dB in den Gesprächsfrequenzen von 500, 1000 und 2000 Hz sein sollte.

Soziodemografische und klinische Variablen Studiengruppe: Zugehörigkeitsdaten (aktuelles Alter, Implantationsalter, Geschlecht, Bildungsstand), Hörverlustdaten (Ätiologie, Dauer des Hörverlusts, Art und Grad des Hörverlusts, schlimmstes Ohr), Operationsdaten ( Art des verwendeten Implantats und des verwendeten Elektrodenträgers, vollständige oder unvollständige Insertion, implantierte Seite, Datum des Eingriffs), postoperative Komplikationen. Diese Daten werden aus den Krankenakten der Patienten erhoben. Zusätzlich werden Anpassdaten (Anzahl aktiver Elektroden, Prozessormodell) und audiologische Tests mit dem CI erhoben.

Kontrollgruppe: Alter, Geschlecht, assoziierte Pathologie(n), Bildungsniveau.

Ergebnisvariablen

1. Scoring des musikbezogenen Lebensqualitätsfragebogens (MuRQoL), des Münchener Musikfragebogens (MuMu) und des für Probanden im Alter von 6-17 Jahren entwickelten Fragebogens (siehe Beschreibung).
2. Validierung des Fragebogens zur musikbezogenen Lebensqualität (MuRQoL) in der erwachsenen Bevölkerung.
3. Punktzahl im Level „Entdecken“ mit dem Musiktool Meludia (siehe Beschreibung).

4. Parameter zur Beurteilung der Sprachqualität:

   Gesprochene Stimme: Stimmunfähigkeitsindex, maximale Phonationszeit, Grundstimmfrequenz, Jitter, Schimmer, Verhältnis von Harmonischen zu Rauschen (HNR), geglättete Cepstralspitze (CPPS) und Spektrogramm gemäß der Klassifikation von Yanagihara.

   Gesungene Stimme: Tonhöhe (relativ zu der von einer Tastatur ausgegebenen Note), CPPS und Singing Power Ratio (SPR).

5. Einfluss demografischer und audiologischer Faktoren auf die Ergebnisse der Musikwahrnehmungsfragebögen sowie auf die Ergebnisse des Meludia-Tools und der akustischen Analyse der implantierten Patienten und Vergleich mit der normalhörenden Kontrollgruppe.

Beschreibung der Messinstrumente

1. - MuMu-Fragebogen: Der Münchner Musikfragebogen wurde speziell für die erwachsene CI-Trägerpopulation mit postlingualem Hörverlust entwickelt. Es enthält Fragen, die vergangene und gegenwärtige Aktivitäten im Zusammenhang mit der Gewohnheit, Musik zu hören, ansprechen. Wir werden die gekürzte Version verwenden, die 9 Fragen zu Musikhörgewohnheiten in Bezug auf verschiedene Musikstile, verschiedene Instrumente und die Teilnahme an musikalischen Aktivitäten zu verschiedenen Zeiten im Leben von implantierten Patienten enthält. Es bietet viele Antwortmöglichkeiten, vom „Ja oder Nein“-Format bis hin zu Bewertungsskalen und Multiple-Choice-Fragen mit der Möglichkeit, so viele Optionen wie nötig anzukreuzen (z. „Wie oft hören und/oder haben Sie Musik gehört“, auf einer Skala von 0-10; „Warum hörst du Musik“, mit den Optionen „zum Vergnügen“, „berufliche Gründe“, „emotionale Befriedigung“, „zum Entspannen“). Es ist ins Spanische übersetzt und validiert (entwickelt von S.J. Brockmeier und angepasst von Ana Fuster. Info: https://www.medel.com/support/rehab/rehabilitation-downloads).
2. MuRQoL-Fragebogen: Das Konzept der musikbezogenen Lebensqualität (MuRQoL) wurde ursprünglich als die Auswirkung der Hörfähigkeit auf die Lebensqualität von implantierten Patienten definiert. Um an diesem Konzept zu arbeiten, erstellten Gruppen von erwachsenen CI-Benutzern die Fragen und stellten so die Inhaltsvalidität sicher, im Unterschied zu früheren Studien, da die Benutzer nicht in den anfänglichen Fragengenerierungsprozess involviert waren. Der MuRQoL-Fragebogen befasst sich mit neuartigen Aspekten musikalischer Erfahrung, wie etwa der Fähigkeit zu hören, ob man in der richtigen Tonhöhe singt. Es verwendet eine 5-Punkte-Likert-Skala oder Zufriedenheitsskala, die eine Reihe von Meinungen umfasst, die ein höheres Maß an Spezifität ermöglichen als eine Ja/Nein-Frage. Fünf der 18 enthaltenen Fragen sind neu unter Musikfragebögen für erwachsene CI-Träger (Frage 4 – „Können Sie Wörter in Liedern erkennen?“, 6, 9, 10 und 15 – „Hören Sie Musik auf Reisen, z das Auto?"). Dies ist wichtig, um musikalische Erfahrungen zu erfassen, die nicht durch frühere Fragebögen erfasst wurden. Andererseits ähneln einige Fragen denen anderer Fragebögen, z. Frage 18 spiegelt sich auch im MuMu-Test wider („Singst du, spielst du ein Musikinstrument oder pfeifst du?“). Der Fragebogen besteht aus zwei Teilen mit jeweils gleichen 18 Fragen, aufgeteilt in musikalische Wahrnehmung und musikalisches Engagement. Teil I des Fragebogens fragt nach musikalischen Erfahrungen, z.B. „Können Sie verschiedene Rhythmen in der Musik unterscheiden? Teil II fragt nach der Bedeutung von Musikhörfähigkeiten, Einstellungen zu Musik und musikalischen Aktivitäten für den Implantatträger, z. "Wie wichtig ist es für Sie, verschiedene Rhythmen in der Musik unterscheiden zu können?" G. Dritsakis, R. M. van Besouw, P. Kitterick, CA. Verschuur. Eine musikbezogene Lebensqualitätsmessung zur Anleitung der Musikrehabilitation für erwachsene Cochlea-Implantat-Träger. Amerikanische Zeitschrift für Audiologie 2017;26:268-282.
3. Fragebogen für Probanden im Alter von 6-17 Jahren: Nach Sichtung der vorhandenen Literatur fanden wir keinen Fragebogen, der sowohl in der Sprache als auch in Form der Punktzahl für Probanden im Alter von 6-17 Jahren geeignet war. Daher haben wir eine Auswahl von Fragen getroffen, die bereits von anderen Autoren verwendet wurden und Aspekte zu musikalischen Interessen, musikalischem Profil, Rolle der Musik und musikbezogenen Aktivitäten umfassen [Pacheco et al., 2020; Vannatta-Halle, 2010; Waaramaa et al., 2018] (siehe Anhang). Pacheco L, Miguel JHS, Gil D. Musikalischer Stimulationsvorschlag für hörgeschädigte Kinder: Fallberichte. CoDAS 2020;32:e20190139; Vannatta-Hall JE: Musikpädagogik in der frühkindlichen Lehrerbildung: Die Auswirkung eines Musikmethodenkurses auf das wahrgenommene Selbstvertrauen und die Kompetenz von Lehrkräften, Musik zu unterrichten. Universität von Illinois in Urbana-Champaign, 2010; T. Waaramaa, T. Kukkonen, S. Mykkänen, A. Geneid. Stimmliche Emotionserkennung durch Kinder mit Cochlea-Implantaten, Beziehung zur Stimmqualität und musikalische Interessen. Zeitschrift für Sprach-, Sprach- und Hörforschung: JSLHR 2018;61:973-985.
4. Meludia: Das Musiktool Meludia (www.meludia.com), verfügbar auf Spanisch, verwendet interaktive Musikhörübungen mit zunehmendem Schwierigkeitsgrad für Kinder und Erwachsene. Es basiert auf Zuhören und Antworten. Meludia stellt Fragen mit Tönen und farbenfrohen Grafikdesigns, die nach sorgfältigem Zuhören (direkt gesteuerte Patienten und Patienten, die über das Verbindungskabel implantiert wurden, das direktes Zuhören über den Audioprozessor ermöglicht) mit der PC-Maus ausgewählt werden, indem auf die Schaltfläche geklickt wird, die am besten zu dem passt wurde gerade gehört. Es werden verschiedene Kategorien bewertet: Rhythmus (zeigen an, wie viele Perkussionsschläge zu hören sind, von 1 bis 8), Melodie (zeigen an, ob die gehörte Melodie aufsteigend oder absteigend ist), Dichte (zeigen an, wie viele Töne gleichzeitig zu hören sind, einer oder mehrere), Stabilität (geben Sie an, ob der gehörte Ton chaotisch ist oder nicht; das heißt, ob er ein Gefühl von Stabilität oder Instabilität vermittelt) und Räumlichkeit (geben Sie an, ob die zweite Note eine höhere oder niedrigere Tonhöhe als die erste hat). Das Tool besteht aus 4 Modulen: Discovery, Intermediate, Advanced und Expert. In dieser Studie werden wir zunächst mit dem Entdeckungsmodul arbeiten, das aus 25 Übungen besteht (5 für jede der 5 oben angegebenen Kategorien) (siehe Anhang). Für jede der Übungen werden Punkte (zwischen 1 und 3) gesammelt und auch, ob jede Kategorie abgeschlossen ist oder nicht. Bei jeder Übung sind maximal 4 Versuche erlaubt. Wenn der Proband nach den 4 Versuchen nicht mindestens die Punktzahl 1 erreichen kann, muss der Test in dieser Kategorie abgebrochen und mit der nächsten Kategorie fortgefahren werden. Der Test beginnt mit der Kategorie "Rhythmus", die als die einfachste Kategorie gilt.

5. Akustische Analyse der Stimme: Es wird das Praat-Programm verwendet (entwickelt von Paul Boersma und David Weenink von der Universität Amsterdam), das in Veröffentlichungen zum Thema 6 am häufigsten verwendet wird und dessen Werte mit anderen validierten Programmen verglichen wurden auf spanisch 7.

   Das Tonsignal wird mit einem Saramonic International-Mikrofon (3,5 mm) aufgenommen und eine Sprachaufnahme gemäß dem Protokoll der European Society of Laryngology 8 gemacht:

   • Vokal /a/ für mindestens 3 Sekunden gehalten.
   • Phonetisch ausgewogener Text ("Platero y yo" von Juan Ramón Jiménez).
   • Sprachaufnahme, gesungen mit der ersten Phrase des beliebten Liedes "Cumpleaños feliz", wobei der letzte Vokal /i/ um mindestens 3 Sekunden verlängert wird.

   Die zu analysierenden Parameter zur Beurteilung der Sprachqualität sind die folgenden:

   Gesprochene Stimme: Stimmunfähigkeitsindex, maximale Phonationszeit, Grundfrequenz der Stimme, Jitter, Shimmer, Verhältnis von Harmonischen zu Rauschen (HNR), geglättete Cepstralspitze (CPPS) und Spektrogramm gemäß der Klassifikation von Yanagihara.

   Gesungene Stimme: Tonhöhe (in Bezug auf die von einer Tastatur ausgegebene Note), CPPS und Singing Power Ratio (SPR).

6. - Beschreibung der audiologischen Tests: Die Studiengruppe wird einer Ton- und Sprachaudiometrie im Freifeld unterzogen, um objektive Werte ihrer CI-Leistung zu erhalten. Dies wird in einer doppelwandigen, akustisch isolierten Kabine durchgeführt, und die Probanden sitzen 1 m von den Sprechern entfernt bei 0º Azimut. Wenn ein Patient auf dem nicht implantierten Ohr besser hört, wird dieses Ohr während des Tests abgedeckt, wodurch die Wahrnehmung des „guten Ohrs“ eliminiert und nur die CI-Leistung bewertet wird, und wenn der Patient ein Hörgerät trägt, wird es entfernt für den Test. Für die tonale Audiometrie werden die Frequenzen 250, 500, 1000, 2000, 4000 und 6000 Hz ausgewertet und für statistische Zwecke der PTA4-Wert (mittlere Schwellen bei 500, 1000, 2000 und 4000 Hz) verwendet. Die Sprachwahrnehmung wird sowohl in Ruhe als auch in Störgeräuschen, ohne Lippenlesen, bei 65 dB SPL und mit einem Signal-Rausch-Verhältnis von 10 dB SPL unter dem Signal mit dem Prozentsatz der Dissilben bewertet; die aufgezeichneten Tracks von Cardenas und Marrero werden verwendet.

Verfahren zum Ausfüllen der Fragebögen und Durchführung des Musik- und Stimmtests *Studiengruppe: Nach Erhalt der mündlichen und schriftlichen Aufklärung über die Studie und Unterzeichnung der Einwilligungserklärung füllen die Patienten die MuMu- und MuRQoL-Fragebögen (Erwachsene) aus der Fragebogen, der mit Hilfe eines Mitglieds des Forschungsteams für Probanden im Alter von 6 bis 17 Jahren entwickelt wurde (Kinder werden auch von ihren Eltern oder Erziehungsberechtigten unterstützt).

Der musikalische Test mit dem Meludia-Tool, dessen Dauer wir auf etwa 1 Stunde veranschlagen, wird nach dem Ausfüllen der Fragebögen durchgeführt oder an einem anderen Tag innerhalb der folgenden 30 Tage angesetzt. Der Audioeingang des CI-Prozessors wird mit dem Audioausgang des Laptop-Computers verbunden, um das Signal vollständig von externen Geräuschen zu isolieren. Wenn alle Meludia-Übungen abgeschlossen sind, wird die Stimme mit dem Praat-Programm analysiert.

*Kontrollgruppe: Patienten mit normalem Hörvermögen erhalten mündliche und schriftliche Informationen über die Studie und füllen nach Unterzeichnung der Einverständniserklärung den MuRQoL-Fragebogen aus, wenn sie über 18 Jahre alt sind, oder den Fragebogen, der für Probanden zwischen 6 und 17 Jahren entwickelt wurde. Sie werden dann mit dem Meludia-Tool und anschließend mit dem Praat-Programm bewertet.

Sowohl die Fragebögen als auch der Test mit dem Meludia-Tool werden jedem Patienten individuell in einer ruhigen Umgebung verabreicht. Schaffen es die Kleinsten nicht, alle Übungen in einer Sitzung zu absolvieren, werden sie an den Folgetagen, immer innerhalb der nächsten 30 Tage, zu einer ihrer Routineuntersuchungen eingeplant.

Angesichts der aktuellen Pandemiesituation aufgrund von SARS-COV2 würde, um die Zeit zu minimieren, die sowohl die Studiengruppe als auch die Kontrollen für den Besuch des Krankenhauses benötigen, eine selbstausfüllende Version der Fragebögen erstellt, damit sie ausgefüllt werden können online. Die Bewertung mit Meludia kann auch aus der Ferne über Webex, Zoom oder Teams durchgeführt werden; In diesem Fall würden implantierte Patienten das Kabel, das den/die Prozessor(en) mit dem Audioausgang des PCs verbindet, nach Hause geliefert bekommen. Ebenso wie die Stimmanalyse, die nach Zusendung des entsprechenden Mikrofons an die Probanden aus der Ferne durchgeführt werden konnte.

Da die Studientests (Musiktool Meludia, Fragebögen und Stimmanalyse) zu jedem Thema nur einmal getestet werden, entfällt die Notwendigkeit, die Gruppen nachzubereiten. Während alle Implantatträger während ihres gesamten Lebens einer jährlichen Untersuchung unterzogen werden, sind keine Leistungsänderungen zu erwarten, es sei denn, es kommt zu einem Unfall oder einem Geräteausfall. Daher ist nicht zu erwarten, dass sich die Ergebnisse der Studie im Laufe der Zeit ändern werden. Die Kontrollgruppe hingegen besteht aus normal hörenden Probanden, die in der Lage sind, die Tests korrekt durchzuführen, d. h. ohne eine Behinderung, die sie daran hindert (z. geistige Beeinträchtigung) und diese Fähigkeit sollte sich im Laufe der Zeit nicht wesentlich verändern. Da die Probanden nicht nachverfolgt werden (die „Maßnahmen“ werden nur einmalig durchgeführt) entstehen keine Studienverluste.

Übersetzung des MuRQoL-Fragebogens Zunächst wird der Fragebogen von einer entsprechend qualifizierten Person aus dem Englischen ins Spanische übersetzt. Anschließend erfolgt eine Übersetzung aus dem Spanischen ins Englische (Rückübersetzung) durch eine andere qualifizierte Person außerhalb der klinischen Studie. Dadurch wird sichergestellt, dass die spanische Version originalgetreu die englische Originalversion wiedergibt.

Statistische Analyse Quantitative Variablen werden als Mittelwert, Standardabweichung und Bereich und qualitative Variablen als absolute Häufigkeiten und Prozentsätze ausgedrückt. Für die Analyse der Ergebnisse des MuMu-Musikwahrnehmungstests vor und nach dem CI wird der Wilcoxon-Test für gepaarte Daten verwendet. Um den Einfluss soziodemografischer und klinischer Variablen auf die Ergebnisse der Musikwahrnehmung nach dem Hörimplantat zu beurteilen, werden Mittelwertvergleiche zwischen Gruppen mit nicht-parametrischen Methoden durchgeführt (Kruskall-Wallis für mehr als zwei Gruppen und Mann-Whitney für zwei Gruppen) oder parametrische Methoden (ANOVA für mehr als zwei Gruppen und Student's t-Test für zwei Gruppen), abhängig von den Stichprobenumfängen, der Homogenität der Daten und der Anpassung an die Normalverteilung der Verteilung. Der Korrelationskoeffizient von Spearman wird verwendet, um die Beziehung zwischen verbaler Diskriminierung nach CI und der Messung von Musikwahrnehmung und -genuss zu analysieren. Alle Analysen werden auf einem zweiseitigen p < 0,05-Niveau statistischer Signifikanz durchgeführt. Für die vorgeschlagenen Analysen wird das Statistikpaket SPSS v.24 verwendet.

Für die Validierung des MuRQoL-Fragebogens wird die Methode von Rust & Golombok, 2000 verwendet. Reliabilität und Validität werden berücksichtigt. Reliabilität wird durch Konsistenz (bewertet durch Cronbachs Alpha-Koeffizient), zeitliche Stabilität (Test-Retest-Reliabilität, berechnet mit dem Intraclass-Korrelationskoeffizienten) und Inter-Observer-Übereinstimmung (analysiert durch den Prozentsatz der Übereinstimmung und den Kappa-Index) und Validität durch Inhalt bewertet Validität (qualitative Bewertungen durch Experten), Konstruktvalidität (Faktorenanalyse und Multitrait-Multimethod-Matrix) und Kriteriumsvalidität (Relation der Punktzahl jedes Probanden zu einem Goldstandard, in diesem Fall zu den Punktzahlen, die im Originalitem erzielt wurden [Dritsakis et al., 2017]).

G. Dritsakis, R. M. van Besouw, P. Kitterick, CA. Verschuur. Eine musikbezogene Lebensqualitätsmessung zur Anleitung der Musikrehabilitation für erwachsene Cochlea-Implantat-Träger. Amerikanische Zeitschrift für Audiologie 2017;26:268-282.

In Bezug auf die Bestimmung der Stichprobengröße ist dies die erste Studie mit dem Musiktool Meludia in einer Kinderpopulation, daher ist es nicht möglich, mit Sicherheit die Stichprobengröße zu kennen, die erforderlich ist, um signifikante Unterschiede zwischen der Studiengruppe und der Kontrollgruppe zu finden. Aber basierend auf einer kürzlich von unserer Gruppe veröffentlichten Studie, in der es eine implantierte Population und ihre Kontrollkollegen gibt ("abgestimmt" nach Geschlecht, Alter, Bildungsniveau ...), wurde die Anzahl der Patienten in der Studiengruppe und 24 Kontrollen auf 24 festgelegt 24 (Mertens G., et al. 2020. Kognitive Verbesserung nach Cochlea-Implantation bei älteren Erwachsenen mit schwerer oder hochgradiger Hörbehinderung: Eine prospektive, kontrollierte, multizentrische Längsschnittstudie. Ohr und Gehör), mit 75 % Trennschärfe, um einen Unterschied von 14 Standardabweichungen zu erkennen (= Cohen's d; Claes, A. J., et al. 2018. Kognitive Leistungsfähigkeit schwerhörgeschädigter älterer Erwachsener vor und nach Cochlea-Implantation: Vorläufige Ergebnisse einer prospektiven Längsschnitt-Kohortenstudie mit dem RBANS-H. Otol Neurotol, 39, e765-e773).

Grenzen der Studie Das retrospektive Design für die Auswahl der Patienten stellt kein Hindernis dar, da die Datenerhebung, das Ausfüllen der Fragebögen und der musikalische Test mit Meludia prospektiv ausgewertet werden, was es uns ermöglicht, mögliche Verzerrungen im Zusammenhang mit dieser Art von Design zu kontrollieren, wie z als Informationsverlust.

Eine der möglichen Einschränkungen, auf die wir stoßen könnten, ist die Weigerung einiger Patienten, länger als nötig in einem Krankenhauszimmer zu bleiben. Dies könnte gelöst werden, indem wir ihnen die Möglichkeit bieten, die Übungen online zu machen, mit einer Internetverbindung zu Hause, und wir könnten sie durch die Übungen führen.