Analiza umiejętności muzycznych i głosowych u dzieci i dorosłych użytkowników implantu ślimakowego

METODOLOGIA

Projekt Badanie przekrojowe, w którym zarówno pacjenci z implantem, jak i osoby kontrolne bez utraty słuchu byli badani tylko raz.

Zakres i uczestnicy badania Przed włączeniem uczestników do badania wymagana będzie zgoda Komisji Etyki Szpitala Universitario La Paz (HULP).

GRUPA BADAWCZA (Grupa z implantem) Dorośli pacjenci (≥18 lat) z postlingwalnym ubytkiem słuchu i dzieci (między 6 a 17 rokiem życia) z prelingwalnym lub okołojęzykowym ubytkiem słuchu, którzy otrzymali CI przed ukończeniem 3 lat.

Pacjenci, którzy otrzymali CI od 2000 r. do stycznia 2023 r., zostaną uwzględnieni jako potencjalni kandydaci do udziału. Obecnie w bazie zidentyfikowano 76 osób w wieku 6-17 lat, którym implantowano przed ukończeniem 3 roku życia i 231 dorosłych postlingwalnych, do których należy dodać dorosłych postlingwalnych implantowanych w ciągu najbliższych 2 lat, tak aby po roku obserwacji mogą uczestniczyć w badaniu.

Kryteria przyjęcia:

• Minimalny wiek 6 lat.
• Pacjenci w wieku 6-17 lat muszą mieć implantację przed ukończeniem 3 lat (aby zapewnić odpowiednią wydajność CI).
• Minimum 12 miesięcy doświadczenia z urządzeniem
• Wskazania: jednostronne (jedno CI), dwustronne (2 CI), bimodalne (jedno CI w jednym uchu i aparat słuchowy w drugim)
• Co najmniej 80% elektrod aktywnych w czasie oceny.
• Biegła znajomość języka hiszpańskiego
• Świadoma zgoda podpisana i opatrzona datą przed rozpoczęciem jakiejkolwiek procedury badawczej.

Kryteria wyłączenia:

• Nie spełnia kryteriów włączenia.
• Dorośli prelingwalni lub perylingwalni.
• Niepełnosprawność oprócz upośledzenia słuchu (np. upośledzenie umysłowe). Rutynowe wizyty w HULP lub na ich sesjach dopasowywania CI będą wykorzystywane jako okazja do skontaktowania się z pacjentami i zaproponowania ich udziału.

GRUPA KONTROLNA Grupa kontrolna składać się będzie z osób w wieku powyżej 6 lat bez uszkodzenia słuchu, bez niepełnosprawności uniemożliwiającej przystąpienie do testów i posiadających cechy socjodemograficzne zbliżone do grupy badanej. Zostaną włączeni z oddziału laryngologicznego, do którego przybyli z innym typem schorzenia, innym niż utrata słuchu, lub z pacjentami towarzyszącymi. Można również włączyć personel szpitala La Paz (lub członków rodziny), którzy chcą przeprowadzić testy. Muszą biegle władać językiem hiszpańskim, aby upewnić się, że rozumieją badanie i jego cel. Aby potwierdzić, że grupa kontrolna nie ma wady słuchu, zostanie poddana audiometrii tonalnej w obu uszach, której próg tonalny powinien wynosić ≤30 dB w częstotliwościach konwersacyjnych 500, 1000 i 2000 Hz.

Zmienne socjodemograficzne i kliniczne Grupa badana: dane afiliacyjne (aktualny wiek, wiek w chwili implantacji, płeć, wykształcenie), dane dotyczące ubytku słuchu (etiologia, czas trwania ubytku słuchu, rodzaj i stopień ubytku słuchu, najgorsze ucho), dane operacyjne ( rodzaj zastosowanego implantu i zestawu elektrod, całkowite lub niekompletne wprowadzenie, wszczepiona strona, data interwencji), powikłania pooperacyjne. Dane te będą zbierane z dokumentacji medycznej pacjentów. Dodatkowo zbierane będą dane dopasowujące (liczba aktywnych elektrod, model procesora) oraz badania audiologiczne z CI.

Grupa kontrolna: wiek, płeć, współistniejące patologie, poziom wykształcenia.

Zmienne wynikowe

1. Punktacja kwestionariusza jakości życia związanego z muzyką (MuRQoL), monachijskiego kwestionariusza muzycznego (MuMu) oraz kwestionariusza opracowanego dla osób w wieku 6-17 lat (patrz opis).
2. Walidacja kwestionariusza jakości życia związanego z muzyką (MuRQoL) w populacji osób dorosłych.
3. Wynik uzyskany na poziomie „odkrycie” za pomocą narzędzia muzycznego Meludia (patrz opis).

4. Parametry do oceny jakości głosu:

   Głos mówiony: wskaźnik niezdolności głosu, maksymalny czas fonacji, podstawowa częstotliwość głosu, drgania, połysk, stosunek harmonicznych do szumu (HNR), wygładzony pik cepstralny (CPPS) i spektrogram zgodnie z klasyfikacją Yanagihary.

   Głos śpiewany: tonacja (w stosunku do nuty emitowanej przez klawiaturę), CPPS i współczynnik mocy śpiewu (SPR).

5. Wpływ czynników demograficznych i audiologicznych na wyniki kwestionariuszy percepcji muzyki oraz na wyniki narzędzia Meludia i analizy akustycznej pacjentów z implantami oraz porównanie z grupą kontrolną słuchu normalnego.

Opis przyrządów pomiarowych

1. - Kwestionariusz MuMu: Monachijski Kwestionariusz Muzyczny został opracowany specjalnie dla populacji dorosłych użytkowników CI z postlingwalnym ubytkiem słuchu. Zawiera pytania odnoszące się do przeszłych i obecnych czynności związanych z nawykiem słuchania muzyki. Posłużymy się wersją skróconą, która zawiera 9 pytań dotyczących nawyków słuchania muzyki w odniesieniu do różnych stylów muzycznych, różnych instrumentów i udziału w zajęciach muzycznych w różnych okresach życia pacjentów z implantami. Oferuje wiele opcji odpowiedzi, od formatu „tak lub nie” po skale ocen i pytania wielokrotnego wyboru z możliwością zaznaczenia dowolnej liczby opcji (np. „Jak często słuchasz i/lub słuchałeś muzyki” w skali od 0 do 10; „Dlaczego słuchasz muzyki”, z opcjami „dla przyjemności”, „powody zawodowe”, „satysfakcja emocjonalna”, „dla relaksu”). Został przetłumaczony i zatwierdzony w języku hiszpańskim (opracowany przez SJ Brockmeiera i dostosowany przez Anę Fuster. Informacje: https://www.medel.com/support/rehab/rehabilitation-downloads).
2. Kwestionariusz MuRQoL: Pojęcie jakości życia związanej z muzyką (MuRQoL) zostało początkowo zdefiniowane jako wpływ umiejętności słuchania na jakość życia pacjentów z implantem. Aby pracować nad tą koncepcją, grupy dorosłych użytkowników CI stworzyły pytania, zapewniając w ten sposób trafność treści, różniącą się od poprzednich badań tym, że użytkownicy nie byli zaangażowani w początkowy proces generowania pytań. Kwestionariusz MuRQoL odnosi się do nowych aspektów doświadczenia muzycznego, takich jak zdolność słyszenia, czy śpiewa się we właściwej tonacji. Posługuje się 5-stopniową skalą typu Likerta lub skalą satysfakcji, która zawiera szereg opinii pozwalających na większy stopień szczegółowości niż pytanie tak/nie. Pięć z 18 zawartych w nim pytań jest nowością wśród kwestionariuszy muzycznych przeznaczonych dla dorosłych użytkowników IK (pytanie 4 – „czy rozpoznajesz słowa w piosenkach?”, 6, 9, 10 i 15 – „czy słuchasz muzyki w podróży, np. samochód?"). Jest to ważne przy ocenie doświadczeń muzycznych, które nie były mierzone za pomocą poprzednich kwestionariuszy. Z drugiej strony, kilka pytań jest podobnych do tych z innych kwestionariuszy, np. pytanie 18 znajduje również odzwierciedlenie w teście MuMu („Śpiewasz, grasz na instrumencie muzycznym czy gwiżdżesz?”). Kwestionariusz składa się z dwóch części, z których każda zawiera te same 18 pytań, podzielonych na percepcję muzyczną i zaangażowanie muzyczne. Część I kwestionariusza dotyczy doświadczeń muzycznych, m.in. „Czy potrafisz rozróżnić różne rytmy w muzyce? Część II pyta o znaczenie umiejętności słuchania muzyki, postaw wobec muzyki i czynności muzycznych dla biorcy implantu, m.in. „Jak ważna jest dla ciebie umiejętność rozróżniania różnych rytmów w muzyce?” Dritsakis G, van Besouw RM, Kitterick P, Verschuur CA. Miara jakości życia związana z muzyką, która pomaga w rehabilitacji muzycznej dorosłych użytkowników implantu ślimakowego. American Journal of Audiology 2017;26:268-282.
3. Kwestionariusz dla osób w wieku 6-17 lat: Po przejrzeniu istniejącej literatury nie znaleźliśmy żadnego kwestionariusza odpowiedniego zarówno pod względem językowym, jak iw formie punktacji dla osób w wieku 6-17 lat. W związku z tym dokonaliśmy selekcji pytań, z których korzystali już inni autorzy, a które obejmują aspekty zainteresowań muzycznych, profil muzyczny, rolę muzyki i działania związane z muzyką [Pacheco i in., 2020; Vannatta-Hall, 2010; Waaramaa i in., 2018] (Patrz Aneks). Pacheco L, Miguel JHS, Gil D. Propozycja stymulacji muzycznej dla dzieci z wadą słuchu: opisy przypadków. CoDAS 2020;32:e20190139; Vannatta-Hall JE: Edukacja muzyczna w kształceniu nauczycieli wczesnego dzieciństwa: wpływ kursu metod muzycznych na postrzeganą pewność siebie i kompetencje nauczycieli przygotowujących się do pracy zawodowej do nauczania muzyki. Uniwersytet Illinois w Urbana-Champaign, 2010; Waaramaa T, Kukkonen T, Mykkänen S, Geneid A. Identyfikacja emocji wokalnych przez dzieci korzystające z implantów ślimakowych, relacje z jakością głosu i zainteresowania muzyczne. Dziennik badań mowy, języka i słuchu: JSLHR 2018;61:973-985.
4. Meludia: Narzędzie muzyczne Meludia (www.meludia.com), dostępna w języku hiszpańskim, wykorzystuje interaktywne ćwiczenia ze słuchania muzyki o progresywnym stopniu trudności zarówno dla dzieci, jak i dorosłych. Opiera się na słuchaniu i odpowiadaniu. Meludia zadaje pytania za pomocą dźwięków i kolorowych projektów graficznych, które po uważnym wysłuchaniu (pacjentów kontrolowanych bezpośrednio i tych wszczepionych przez kabel połączeniowy umożliwiający bezpośrednie słuchanie przez procesor dźwięku) są wybierane za pomocą myszki komputerowej poprzez kliknięcie przycisku, który najlepiej odpowiada temu, co właśnie został wysłuchany. Oceniane są różne kategorie: Rytm (wskaż, ile uderzeń perkusji jest słyszalnych, od 1 do 8), Melodia (wskaż, czy słyszana melodia jest wznosząca się, czy opadająca), Gęstość (wskaż, ile dźwięków słychać jednocześnie, jeden lub kilka), Stabilność (wskaż, czy słyszany dźwięk jest chaotyczny, czy nie, tj. czy daje poczucie stabilności, czy niestabilności) oraz Przestrzenność (wskaż, czy druga nuta ma wyższy czy niższy ton niż pierwsza). Narzędzie składa się z 4 modułów: Discovery, Intermediate, Advanced i Expert. W tym badaniu będziemy początkowo pracować z modułem Discovery, który składa się z 25 ćwiczeń (po 5 dla każdej z 5 kategorii wskazanych powyżej) (patrz załącznik). Punkty (od 1 do 3) będą zbierane za każde z ćwiczeń, a także za ukończenie każdej kategorii. W każdym ćwiczeniu dozwolone są maksymalnie 4 próby. Jeżeli po 4 próbach badany nie jest w stanie uzyskać co najmniej 1 punktu, test zatrzymuje się w tej kategorii i przechodzi do następnej kategorii. Egzamin rozpoczyna się od kategorii „rytm”, która jest uważana za najłatwiejszą.

5. Analiza akustyczna głosu: wykorzystany zostanie program Praat (opracowany przez Paula Boersmę i Davida Weeninka z Uniwersytetu w Amsterdamie), który jest najczęściej używany w publikacjach związanych z tematyką 6 i którego wartości zostały porównane z innymi sprawdzonymi programami po hiszpańsku 7.

   Sygnał dźwiękowy zostanie zebrany mikrofonem Saramonic International (3,5 mm) oraz zostanie dokonany zapis głosu mówionego zgodnie z protokołem Europejskiego Towarzystwa Laryngologicznego 8:

   • Samogłoska /a/ przytrzymana przez co najmniej 3 sekundy.
   • Tekst zrównoważony fonetycznie („Platero y yo” Juana Ramóna Jiméneza).
   • Nagranie głosowe śpiewane z pierwszą frazą popularnej piosenki „Cumpleaños feliz” przedłużającą ostatnią samogłoskę /i/ o co najmniej 3 sekundy.

   Parametry, które należy przeanalizować w celu oceny jakości głosu to:

   Głos mówiony: wskaźnik niezdolności głosu, maksymalny czas fonacji, częstotliwość podstawowa głosu, drgania, połysk, stosunek harmonicznych do szumu (HNR), wygładzony pik cepstralny (CPPS) i spektrogram według klasyfikacji Yanagihary.

   Głos śpiewany: wysokość (w odniesieniu do nuty emitowanej przez klawiaturę), CPPS i współczynnik mocy śpiewu (SPR).

6. - Opis badań audiologicznych: grupa badana zostanie poddana audiometrii tonalnej i mowy w polu swobodnym w celu uzyskania obiektywnych wartości ich sprawności CI. Odbędzie się to w dwuściennej, izolowanej akustycznie kabinie, a badani będą siedzieć w odległości 1 m od głośników w azymucie 0º. Jeśli pacjent ma lepszy słuch w uchu bez implantu, ucho to zostanie zamaskowane podczas badania, eliminując w ten sposób postrzeganie „dobrego ucha” i oceniając tylko działanie CI, a jeśli pacjent nosi aparat słuchowy, zostanie on usunięty dla testu. Dla audiometrii tonalnej zostaną ocenione częstotliwości 250, 500, 1000, 2000, 4000 i 6000 Hz, a do celów statystycznych zostanie wykorzystana wartość PTA4 (średnie progi przy 500, 1000, 2000 i 4000 Hz). Percepcja mowy będzie oceniana na podstawie procentowej liczby dwusylab zarówno w ciszy, jak iw hałasie, bez czytania z ruchu warg, przy 65dB SPL i przy stosunku sygnału do szumu 10dB SPL poniżej sygnału; wykorzystane zostaną nagrane utwory Cardenas i Marrero.

Procedura wypełniania kwestionariuszy i wykonania testu muzycznego i głosowego *Grupa badawcza: Po otrzymaniu ustnej i pisemnej informacji o badaniu oraz podpisaniu formularza świadomej zgody, pacjenci wypełniają kwestionariusze MuMu i MuRQoL (dorośli) oraz kwestionariusz opracowany dla osób w wieku 6-17 lat przy pomocy członka zespołu badawczego (dzieciom będą pomagać także rodzice lub opiekunowie).

Test muzyczny narzędziem Meludia, który szacujemy na ok. 1 godzinę, zostanie przeprowadzony po wypełnieniu ankiet lub zostanie przełożony na inny dzień w ciągu kolejnych 30 dni. Wejście audio procesora CI zostanie podłączone do wyjścia audio laptopa, aby całkowicie odizolować sygnał od szumów zewnętrznych. Po zakończeniu wszystkich ćwiczeń Meludii głos zostanie przeanalizowany za pomocą programu Praat.

*Grupa kontrolna: pacjenci z prawidłowym słuchem otrzymają ustną i pisemną informację o badaniu oraz po podpisaniu świadomej zgody wypełnią kwestionariusz MuRQoL, jeśli mają ukończone 18 lat lub opracowany dla osób w wieku 6-17 lat. Następnie zostaną ocenione za pomocą narzędzia Meludia, a następnie programu Praat.

Zarówno kwestionariusze, jak i test z narzędziem Meludia będą podawane każdemu pacjentowi indywidualnie w cichym otoczeniu. Jeśli najmłodsze dzieci nie zdążą wykonać wszystkich ćwiczeń w jednej sesji, będą umawiane na kolejne dni, zawsze w ciągu kolejnych 30 dni, korzystając z jednej z ich rutynowych wizyt kontrolnych.

Biorąc pod uwagę obecną sytuację związaną z pandemią wirusa SARS-COV2, w celu zminimalizowania czasu wizyty w szpitalu zarówno grupy badanej, jak i kontrolnej, stworzona zostanie samouzupełniająca się wersja kwestionariuszy umożliwiająca ich wypełnienie online. Ocena z Meludią może być również przeprowadzona zdalnie przez Webex, Zoom lub Teams; w takim przypadku wszczepieni pacjenci otrzymaliby kabel łączący procesor(y) z wyjściem audio komputera PC dostarczony do ich domów. Podobnie jak analiza głosu, którą po przesłaniu badanym odpowiedniego mikrofonu można było przeprowadzić zdalnie.

Ponieważ testy badawcze (narzędzie muzyczne Meludia, kwestionariusze i analiza głosu) będą testowane tylko raz na każdy temat, nie ma potrzeby śledzenia grup. Chociaż wszyscy implantowani przechodzą coroczne badania kontrolne przez całe życie, nie oczekuje się żadnych zmian w wydajności, chyba że nastąpi wypadek lub awaria urządzenia. Dlatego nie oczekuje się, że wyniki badania zmienią się w czasie. Grupę kontrolną natomiast stanowią osoby słyszące normalnie, zdolne do prawidłowego wykonania badań, tj. bez niepełnosprawności, która im to uniemożliwia (np. upośledzenie umysłowe) i zdolność ta nie powinna zmieniać się znacząco w czasie. Ponieważ nie ma działań następczych w stosunku do badanych („czynności” są wykonywane tylko raz w czasie), nie będzie żadnych strat w badaniu.

Tłumaczenie kwestionariusza MuRQoL Na początku kwestionariusz zostanie przetłumaczony z języka angielskiego na hiszpański przez odpowiednio wykwalifikowaną osobę. Następnie nastąpi tłumaczenie z hiszpańskiego na angielski (tłumaczenie zwrotne) przez inną wykwalifikowaną osobę spoza badania klinicznego. Dzięki temu wersja hiszpańska będzie wiernie odwzorowywać oryginalną wersję angielską.

Analiza statystyczna Zmienne ilościowe zostaną wyrażone jako średnia, odchylenie standardowe i zakres, a zmienne jakościowe jako bezwzględne częstości i procenty. Do analizy wyników testu percepcji muzyki MuMu przed i po CI wykorzystany zostanie test Wilcoxona dla danych sparowanych. Aby ocenić wpływ zmiennych socjodemograficznych i klinicznych na wyniki percepcji muzyki po wszczepieniu implantu słuchowego, dokonane zostaną porównania średnich między grupami metodami nieparametrycznymi (Kruskall-Wallis dla więcej niż dwóch grup i Mann-Whitney dla dwóch grup) lub metody parametryczne (ANOVA dla więcej niż dwóch grup i test t-Studenta dla dwóch grup), w zależności od liczebności próby, jednorodności danych i dopasowania do normalności rozkładu. Współczynnik korelacji Spearmana zostanie wykorzystany do analizy związku między dyskryminacją werbalną po CI a pomiarem percepcji i przyjemności z muzyki. Wszystkie analizy zostaną przeprowadzone na dwustronnym poziomie istotności statystycznej p<0,05. Do proponowanych analiz zostanie wykorzystany pakiet statystyczny SPSS v.24.

Do walidacji kwestionariusza MuRQoL wykorzystana zostanie metoda Rust i Golombok, 2000. Wiarygodność i ważność będą brane pod uwagę. Rzetelność jest oceniana na podstawie spójności (ocenianej za pomocą współczynnika alfa Cronbacha), stabilności czasowej (rzetelność testu-retestu, obliczana za pomocą współczynnika korelacji wewnątrzklasowej) i zgodności między obserwatorami (analizowana na podstawie procentu zgodności i wskaźnika Kappa) oraz trafności na podstawie treści trafność (oceny jakościowe przeprowadzane przez ekspertów-badaczy), trafność konstruktu (analiza czynnikowa i macierz wielocechowa-wielometodowa) oraz trafność kryterialna (relacja wyniku każdego badanego ze złotym standardem, w tym przypadku z wynikami uzyskanymi w oryginalnej pozycji [Dritsakis i in., 2017]).

Dritsakis G, van Besouw RM, Kitterick P, Verschuur CA. Miara jakości życia związana z muzyką, która pomaga w rehabilitacji muzycznej dorosłych użytkowników implantu ślimakowego. American Journal of Audiology 2017;26:268-282.

Jeśli chodzi o określenie wielkości próby, jest to pierwsze badanie z użyciem narzędzia muzycznego Meludia w populacji dzieci, więc nie jest możliwe określenie z całą pewnością wielkości próby potrzebnej do znalezienia znaczących różnic między grupą badaną a grupą kontrolną. Ale na podstawie niedawnego badania opublikowanego przez naszą grupę, w którym istnieje wszczepiona populacja i ich rówieśnicy z grupy kontrolnej („dopasowani” pod względem płci, wieku, poziomu wykształcenia…), liczbę pacjentów w grupie badanej i 24 kontrolach ustalono na 24 (Mertens G. i in. 2020. Poprawa funkcji poznawczych po wszczepieniu implantu ślimakowego u osób starszych z ciężkim lub głębokim upośledzeniem słuchu: prospektywne, podłużne, kontrolowane, wieloośrodkowe badanie. ucho i słuch), z 75% mocą wykrywania różnicy 14 odchyleń standardowych (= d Cohena; Claes, A.J. i in. 2018. Wydajność poznawcza osób starszych z poważnym upośledzeniem słuchu przed i po wszczepieniu implantu ślimakowego: wstępne wyniki prospektywnego, podłużnego badania kohortowego przy użyciu RBANS-H. Otol Neurotol, 39, e765-e773).

Ograniczenia badania Retrospektywny projekt doboru pacjentów nie stanowi przeszkody, ponieważ gromadzenie danych, wypełnianie kwestionariuszy i test muzyczny z Meludią są oceniane prospektywnie, co pozwala nam kontrolować możliwe błędy związane z tego typu projektem, takie jak jako utrata informacji.

Jednym z możliwych ograniczeń, z jakimi możemy się spotkać, jest odmowa niektórych pacjentów przebywania na sali szpitalnej dłużej niż to konieczne. Można to rozwiązać, oferując im możliwość wykonywania ćwiczeń online, z dostępem do Internetu w domu, a my moglibyśmy poprowadzić ich przez ćwiczenia.