Análisis de las habilidades musicales y vocales en niños y adultos usuarios de implantes cocleares

METODOLOGÍA

Diseño Estudio transversal en el que tanto los pacientes implantados como los sujetos control sin hipoacusia fueron evaluados una sola vez.

Ámbito y sujetos de estudio Previamente a la inclusión de sujetos en el estudio, se requerirá la aprobación del Comité de Ética del Hospital Universitario La Paz (HULP).

GRUPO DE ESTUDIO (Grupo implantado) Pacientes adultos (≥18 años) con hipoacusia poslocutiva y niños (entre 6 y 17 años) con hipoacusia prelocutiva o perilingual que hayan recibido un IC antes de los 3 años.

Los pacientes que hayan recibido un IC desde 2000 hasta enero de 2023 serán incluidos como posibles candidatos para participar. Actualmente se identifican en la base de datos 76 sujetos de 6-17 años implantados antes de los 3 años y 231 adultos poslinguales, a los que se deben sumar los adultos poslinguales implantados en los próximos 2 años, para que al cabo de un año de seguimiento hasta que puedan participar en el estudio.

Criterios de inclusión:

• Edad mínima de 6 años.
• Los pacientes de 6 a 17 años deben haber sido implantados antes de los 3 años (para garantizar un rendimiento adecuado del IC).
• Experiencia mínima de 12 meses con el dispositivo
• Indicaciones: unilateral (un IC), bilateral (dos IC), bimodal (un IC en un oído y un audífono en el otro)
• Al menos el 80 % de los electrodos activos en el momento de la evaluación.
• fluidez en español
• Consentimiento informado firmado y fechado antes de comenzar cualquier procedimiento de estudio.

Criterio de exclusión:

• No cumplir con los criterios de inclusión.
• Adultos prelinguales o perilinguales.
• Discapacidad además de la deficiencia auditiva (p. ej., discapacidad mental). Las visitas de rutina en el HULP o en sus sesiones de adaptación de IC se aprovecharán como una oportunidad para contactar a los pacientes y proponerles su participación.

GRUPO DE CONTROL El grupo de control estará compuesto por sujetos mayores de 6 años sin deficiencia auditiva, sin discapacidad que les impida realizar las pruebas y que tengan características sociodemográficas similares a las del grupo de estudio. Serán incluidos desde el Servicio de Otorrinolaringología donde habrán acudido bien con otro tipo de patología distinta a la hipoacusia, bien acompañando a pacientes. También se podrá incluir personal del Hospital La Paz (o familiares) que deseen realizar las pruebas. Deben hablar español con fluidez para asegurarse de que entienden el estudio y su propósito. Para confirmar que el grupo control no tiene deficiencia auditiva, se les realizará una audiometría tonal en ambos oídos, cuyo umbral tonal debe ser ≤30dB en las frecuencias conversacionales de 500, 1000 y 2000Hz.

Variables sociodemográficas y clínicas Grupo de estudio: datos de afiliación (edad actual, edad de implantación, sexo, nivel educativo), datos de hipoacusia (etiología, duración de la hipoacusia, tipo y grado de hipoacusia, peor oído), datos de cirugía ( tipo de implante y guía de electrodos utilizada, inserción completa o incompleta, lado implantado, fecha de intervención), complicaciones postoperatorias. Estos datos se recogerán de la historia clínica de los pacientes. Además, se recogerán datos de adaptación (número de electrodos activos, modelo de procesador) y pruebas audiológicas con el IC.

Grupo control: edad, sexo, patología(s) asociada(s), nivel educativo.

Variables de resultado

1. Puntuación del cuestionario de calidad de vida relacionada con la música (MuRQoL), el cuestionario de música de Munich (MuMu) y el cuestionario desarrollado para sujetos de 6 a 17 años (ver descripción).
2. Validación del cuestionario de calidad de vida relacionada con la música (MuRQoL) en población adulta.
3. Puntuación obtenida en el nivel "descubrimiento" con la herramienta musical Meludia (ver descripción).

4. Parámetros para evaluar la calidad de la voz:

   Voz hablada: Índice de incapacidad vocal, Tiempo máximo de fonación, Frecuencia fundamental de la voz, Jitter, Shimmer, Relación entre armónicos y ruido (HNR), Pico cepstral suavizado (CPPS) y Espectrograma según la clasificación de Yanagihara.

   Voz cantada: Pitch (relativo a la nota emitida por un teclado), CPPS y Singing power ratio (SPR).

5. Impacto de factores demográficos y audiológicos en los resultados de los cuestionarios de percepción musical así como en los resultados de la herramienta Meludia y el análisis acústico de los pacientes implantados y comparación con el grupo control de audición normal.

Descripción de los instrumentos de medida

1. - Cuestionario MuMu: El Cuestionario de Música de Munich se desarrolló especialmente para la población adulta de usuarios de IC con pérdida auditiva poslocutiva. Incluye preguntas que abordan actividades pasadas y presentes relacionadas con el hábito de escuchar música. Utilizaremos la versión abreviada que contiene 9 preguntas sobre hábitos de escucha musical en relación con varios estilos musicales, diferentes instrumentos y participación en actividades musicales en diferentes momentos de la vida de los pacientes implantados. Ofrece muchas opciones de respuesta, desde el formato "sí o no" hasta escalas de calificación y preguntas de opción múltiple con la posibilidad de marcar tantas opciones como sea necesario (p. “Con qué frecuencia escucha y/o ha escuchado música”, en una escala de 0 a 10; “Por qué escuchas música”, con las opciones de “por placer”, “motivos profesionales”, “satisfacción emocional”, “para relajarte”). Está traducido y validado al español (desarrollado por S.J. Brockmeier y adaptado por Ana Fuster. Información: https://www.medel.com/support/rehab/rehabilitation-downloads).
2. Cuestionario MuRQoL: El concepto de calidad de vida relacionada con la música (MuRQoL) se definió inicialmente como el impacto de las habilidades auditivas en la calidad de vida de los pacientes implantados. Para trabajar este concepto, grupos de usuarios adultos de IC crearon las preguntas, asegurando así la validez de contenido, a diferencia de estudios anteriores en que los usuarios no participaron en el proceso inicial de generación de preguntas. El cuestionario MuRQoL aborda aspectos novedosos de la experiencia musical, como la capacidad de escuchar si uno está cantando en el tono correcto. Utiliza una escala tipo Likert o escala de satisfacción de 5 puntos, que incluye un rango de opiniones que permite un mayor grado de especificidad que una pregunta de sí/no. Cinco de las 18 preguntas incluidas son novedosas entre los cuestionarios de música diseñados para usuarios adultos de CI (pregunta 4 - "¿puedes reconocer palabras en canciones?", 6, 9, 10 y 15 - "¿escuchas música mientras viajas, por ejemplo, en ¿el coche?"). Esto es importante para evaluar experiencias musicales que no han sido medidas por cuestionarios anteriores. Por otra parte, varias preguntas son similares a las de otros cuestionarios, p. la pregunta 18 también se refleja en la prueba MuMu ("¿Cantas, tocas un instrumento musical o silbas?"). El cuestionario consta de dos partes con las mismas 18 preguntas cada una, divididas en percepción musical y compromiso musical. La Parte I del cuestionario pregunta sobre experiencias musicales, p. "¿Puedes diferenciar entre diferentes ritmos en la música? La Parte II pregunta sobre la importancia de las habilidades para escuchar música, las actitudes hacia la música y las actividades musicales para el receptor del implante, p. "¿Qué tan importante es para ti ser capaz de distinguir diferentes ritmos en la música?" Dritsakis G, van Besouw RM, Kitterick P, Verschuur CA. Una medida de calidad de vida relacionada con la música para guiar la rehabilitación musical para usuarios adultos de implantes cocleares. Revista americana de audiología 2017;26:268-282.
3. Cuestionario para sujetos de 6-17 años: Tras revisar la literatura existente, no encontramos ningún cuestionario adecuado tanto en lenguaje como en forma de puntuaciones para sujetos de 6-17 años. Por ello, hemos realizado una selección de preguntas que ya han sido utilizadas por otros autores y que abarcan aspectos de intereses musicales, perfil musical, papel de la música y actividades relacionadas con la música [Pacheco et al., 2020; Vannatta-Hall, 2010; Waaramaa et al., 2018] (Ver Anexo). Pacheco L, Miguel JHS, Gil D. Propuesta de estimulación musical para niños con discapacidad auditiva: relatos de casos. CoDAS 2020;32:e20190139; Vannatta-Hall JE: La educación musical en la formación de docentes de la primera infancia: el impacto de un curso de métodos musicales en la confianza y competencia percibidas de los futuros docentes para enseñar música. Universidad de Illinois en Urbana-Champaign, 2010; Waaramaa T, Kukkonen T, Mykkänen S, Geneid A. Identificación de emociones vocales en niños que usan implantes cocleares, relaciones con la calidad de la voz e intereses musicales. Revista de investigación del habla, el lenguaje y la audición: JSLHR 2018;61:973-985.
4. Meludia: La herramienta musical Meludia (www.meludia.com), disponible en español, utiliza ejercicios interactivos de escucha musical de dificultad progresiva tanto para niños como para adultos. Se basa en escuchar y responder. Meludia plantea preguntas mediante sonidos y coloridos diseños gráficos, que tras una escucha atenta (pacientes controlados directamente y los implantados a través del cable de conexión que permite la escucha directa a través del procesador de audio) se seleccionan con el ratón del PC haciendo clic en el botón que mejor corresponde a lo que se acaba de escuchar. Se evalúan diferentes categorías: Ritmo (indicar cuántos tiempos de percusión se escuchan, del 1 al 8), Melodía (indicar si la melodía que se escucha es ascendente o descendente), Densidad (indicar cuántos sonidos se escuchan simultáneamente, uno o varios), Estabilidad (indicar si el sonido que se escucha es caótico o no, es decir, si da sensación de estabilidad o inestabilidad) y Espacialización (indicar si la segunda nota tiene un tono más alto o más bajo que la primera). La herramienta consta de 4 módulos: Descubrimiento, Intermedio, Avanzado y Experto. En este estudio trabajaremos inicialmente con el módulo Discovery, que consta de 25 ejercicios (5 para cada una de las 5 categorías indicadas anteriormente) (ver anexo). Se recogerán puntuaciones (entre 1 y 3) de cada uno de los ejercicios, así como si se completa o no cada categoría. Se permitirá un máximo de 4 intentos en cada uno de los ejercicios. Si después de los 4 intentos el sujeto no es capaz de obtener al menos una puntuación de 1, la prueba se detendrá en esa categoría y pasará a la siguiente categoría. La prueba comenzará con la categoría "ritmo", que se considera la categoría más fácil.

5. Análisis acústico de la voz: se utilizará el programa Praat (desarrollado por Paul Boersma y David Weenink de la Universidad de Amsterdam), que es el más utilizado en publicaciones relacionadas con el tema 6 y cuyos valores han sido comparados con otros programas validados en español 7.

   La señal sonora se recogerá con un micrófono Saramonic International (3,5 mm) y se realizará una grabación de voz hablada según el protocolo de la Sociedad Europea de Laringología 8:

   • Vocal /a/ sostenida durante al menos 3 segundos.
   • Texto fonéticamente equilibrado ("Platero y yo" de Juan Ramón Jiménez).
   • Grabación de voz cantada con la primera frase de la canción popular "Cumpleaños feliz" prolongando la última vocal /i/ durante al menos 3 segundos.

   Los parámetros a analizar para evaluar la calidad de la voz son los siguientes:

   Voz hablada: Índice de incapacidad vocal, Tiempo máximo de fonación, Frecuencia fundamental de la voz, Jitter, Shimmer, Relación armónicos a ruido (HNR), Pico cepstral suavizado (CPPS) y Espectrograma según la clasificación de Yanagihara.

   Voz cantada: Pitch (respecto a la nota emitida por un teclado), CPPS y Singing power ratio (SPR).

6. - Descripción de las pruebas audiológicas: al grupo de estudio se le realizará una audiometría tonal y del habla en campo libre para obtener valores objetivos de su rendimiento en IC. Se realizará en una cabina de doble pared aislada acústicamente y los sujetos estarán sentados a 1 m de distancia de los ponentes a 0º de acimut. Si un paciente tiene una mejor audición en el oído no implantado, este oído se enmascarará durante la prueba, eliminando así la percepción del "buen oído" y evaluando solo el rendimiento del IC, y si el paciente lleva un audífono, se lo quitarán. para la prueba. Para la audiometría tonal se evaluarán las frecuencias de 250, 500, 1000, 2000, 4000 y 6000 Hz y para fines estadísticos se utilizará el valor PTA4 (umbrales medios a 500, 1000, 2000 y 4000 Hz). La percepción del habla se evaluará con el % de bisílabos tanto en silencio como en ruido, sin lectura de labios, a 65dB SPL, y con una relación señal/ruido de 10dB SPL por debajo de la señal; se utilizarán las pistas grabadas de Cárdenas y Marrero.

Procedimiento de cumplimentación de los cuestionarios y realización del test musical y de voz *Grupo de estudio: Tras recibir la información sobre el estudio, tanto oral como escrita, y firmar el consentimiento informado, los pacientes cumplimentarán los cuestionarios MuMu y MuRQoL (adultos) y el cuestionario desarrollado para sujetos de 6 a 17 años con la ayuda de un miembro del equipo de investigación (los niños también serán asistidos por sus padres o tutores).

La prueba musical con la herramienta Meludia, que estimamos una duración aproximada de 1 hora, se realizará después de cumplimentar los cuestionarios, o bien se programarán para otro día dentro de los 30 días siguientes. La entrada de audio del procesador CI se conectará a la salida de audio de la computadora portátil, para aislar completamente la señal del ruido externo. Una vez realizados todos los ejercicios de Meludia, se analizará la voz con el programa Praat.

*Grupo control: los normoyentes recibirán información oral y escrita sobre el estudio y tras firmar el consentimiento informado rellenarán el cuestionario MuRQoL si son mayores de 18 años o el desarrollado para sujetos entre 6-17 años. Posteriormente serán evaluados con la herramienta Meludia y posteriormente con el programa Praat.

Tanto los cuestionarios como la prueba con la herramienta Meludia se administrarán a cada paciente de forma individual en un entorno tranquilo. Si los más pequeños no consiguen realizar todos los ejercicios en una sola sesión, se programarán para los días siguientes, siempre dentro de los 30 días siguientes, aprovechando una de sus revisiones rutinarias.

Dada la situación actual de pandemia por SARS-COV2, con el fin de minimizar el tiempo de visita al hospital tanto del grupo de estudio como de los controles, se crearía una versión de auto cumplimentación de los cuestionarios para que puedan ser cumplimentados en línea. La evaluación con Meludia también se puede realizar de forma remota a través de Webex, Zoom o Teams; en este caso, los pacientes implantados recibirían el cable que conecta el (los) procesador (es) a la salida de audio de la PC en sus hogares. Del mismo modo que el análisis de voz, que, tras enviar el micrófono correspondiente a los sujetos, se podría realizar de forma remota.

Dado que las pruebas del estudio (herramienta musical Meludia, cuestionarios y análisis de voz) solo se evaluarán una vez en cada sujeto, no es necesario realizar un seguimiento de los grupos. Si bien todos los implantados tienen un chequeo anual a lo largo de su vida, no se esperan cambios en el rendimiento a menos que haya un accidente o falla del dispositivo. Por lo tanto, no se espera que los resultados del estudio cambien con el tiempo. El grupo control, por su parte, está formado por sujetos normoyentes, con capacidad para realizar correctamente las pruebas, es decir, sin una discapacidad que se lo impida (p. discapacidad mental) y esta capacidad no debe variar sustancialmente con el tiempo. Como no hay seguimiento de los sujetos (las "medidas" solo se realizan una vez en el tiempo) no habrá pérdidas en el estudio.

Traducción del cuestionario MuRQoL Inicialmente, el cuestionario será traducido del inglés al español por una persona debidamente calificada. A esto le seguirá la traducción del español al inglés (retrotraducción) por otra persona calificada ajena al estudio clínico. Esto asegurará que la versión en español reproduzca fielmente la versión original en inglés.

Análisis estadístico Las variables cuantitativas se expresarán como media, desviación estándar y rango, y las variables cualitativas como frecuencias absolutas y porcentajes. Para el análisis de los resultados del test de percepción musical MuMu antes y después del IC se utilizará el test de Wilcoxon para datos apareados. Para evaluar la influencia de variables sociodemográficas y clínicas en los resultados de percepción musical tras el implante auditivo, se realizarán comparaciones de medias entre grupos mediante métodos no paramétricos (Kruskall-Wallis para más de dos grupos y Mann-Whitney para dos grupos). grupos) o métodos paramétricos (ANOVA para más de dos grupos y prueba t de Student para dos grupos), en función de los tamaños muestrales, la homogeneidad de los datos y el ajuste a la normalidad de la distribución. Se utilizará el coeficiente de correlación de Spearman para analizar la relación entre la discriminación verbal tras IC y la medida de percepción y disfrute musical. Todos los análisis se realizarán a un nivel de significación estadística de p<0,05 de dos colas. Para los análisis propuestos se utilizará el paquete estadístico SPSS v.24.

Para la validación del cuestionario MuRQoL se utilizará el método de Rust & Golombok, 2000. Se tendrá en cuenta la fiabilidad y la validez. La fiabilidad se evalúa a través de la consistencia (evaluada a través del coeficiente alfa de Cronbach), la estabilidad temporal (fiabilidad test-retest, calculada con el coeficiente de correlación intraclase) y la concordancia interobservador (analizada a través del porcentaje de concordancia y el índice Kappa), y la validez a través del contenido validez (evaluaciones cualitativas a realizar por investigadores expertos), validez de constructo (análisis factorial y matriz multirrasgo-multimétodo) y validez de criterio (relación de la puntuación de cada sujeto con un Gold Standard, en este caso con las puntuaciones obtenidas en el ítem original [Dritsakis et al., 2017]).

Dritsakis G, van Besouw RM, Kitterick P, Verschuur CA. Una medida de calidad de vida relacionada con la música para guiar la rehabilitación musical para usuarios adultos de implantes cocleares. Revista americana de audiología 2017;26:268-282.

En cuanto a la determinación del tamaño de muestra, este es el primer estudio con la herramienta musical Meludia en población infantil, por lo que no es posible saber con certeza el tamaño de muestra necesario para encontrar diferencias significativas entre el grupo de estudio y el grupo control. Pero en base a un estudio reciente publicado por nuestro grupo donde hay una población implantada y sus pares control ("pareados" por género, edad, nivel educativo...), el número de pacientes en el grupo de estudio y 24 controles se fijó en 24 (Mertens G., et al. 2020. Mejora cognitiva después de la implantación coclear en adultos mayores con deficiencia auditiva severa o profunda: un estudio prospectivo, longitudinal, controlado y multicéntrico. Oído y audición), con un poder del 75 % para detectar una diferencia de 14 desviaciones estándar (= d de Cohen; Claes, A. J., et al. 2018. Rendimiento cognitivo de adultos mayores con discapacidad auditiva severa antes y después de la implantación coclear: resultados preliminares de un estudio prospectivo de cohortes longitudinales utilizando el RBANS-H. Otol Neurotol, 39, e765-e773).

Limitaciones del estudio El diseño retrospectivo para la selección de pacientes no es óbice ya que la recogida de datos, la cumplimentación de los cuestionarios y el test musical con Meludia se evalúan de forma prospectiva, permitiéndonos controlar posibles sesgos relacionados con este tipo de diseño, como como la pérdida de información.

Una de las posibles limitaciones con las que nos podemos encontrar es la negativa de algunos pacientes a permanecer más tiempo del necesario en una habitación de hospital. Esto podría solucionarse ofreciéndoles la posibilidad de hacer los ejercicios online, con conexión a internet en casa, y podríamos guiarles a través de los ejercicios.