Analyse av musikalske ferdigheter og stemmeferdigheter hos barn og voksne cochleaimplantatbrukere

METODOLOGI

Design Tverrsnittsstudie der både implanterte pasienter og kontrollpersoner uten hørselstap ble testet kun én gang.

Omfang og studieemner Før inkludering av emner i studien, vil det kreves godkjenning fra den etiske komiteen ved Hospital Universitario La Paz (HULP).

STUDIEGRUPPE (Implantert gruppe) Voksne pasienter (≥18 år) med postlingualt hørselstap og barn (mellom 6 og 17 år) med prelingualt eller perilingualt hørselstap som har fått CI før fylte 3 år.

Pasienter som har mottatt CI fra 2000 til januar 2023 vil bli inkludert som potensielle kandidater for deltakelse. For tiden er 76 forsøkspersoner i alderen 6-17 år implantert før fylte 3 år og 231 postlinguale voksne identifisert i databasen, som postlinguale voksne implantert i løpet av de neste 2 årene bør legges til, slik at etter ett års oppfølging opp kan de delta i studien.

Inklusjonskriterier:

• Minimumsalder på 6 år.
• Pasienter i alderen 6-17 år må ha blitt implantert før fylte 3 år (for å sikre tilstrekkelig CI-ytelse).
• Minimum 12 måneders erfaring med enheten
• Indikasjoner: ensidig (en CI), bilateral (to CI), bimodal (en CI i det ene øret og et høreapparat i det andre)
• Minst 80 % av elektrodene aktive på vurderingstidspunktet.
• Flytende i spansk
• Signert og datert informert samtykke før du starter en studieprosedyre.

Ekskluderingskriterier:

• Oppfyller ikke inkluderingskriterier.
• Prelinguale eller perilinguale voksne.
• Funksjonshemming i tillegg til hørselshemning (f.eks. psykisk funksjonshemming). Rutinebesøk i HULP eller på deres CI-tilpasningssesjoner vil bli brukt som en mulighet til å kontakte pasienter og foreslå deres deltakelse.

KONTROLLGRUPPE Kontrollgruppen vil være sammensatt av forsøkspersoner over 6 år uten hørselshemming, uten funksjonshemming som hindrer dem i å ta testene og som har sosiodemografiske egenskaper som ligner studiegruppens. De vil bli inkludert fra ØNH-avdelingen hvor de vil ha kommet enten med en annen type medisinsk tilstand enn hørselstap, eller følge pasienter. Hospital La Paz ansatte (eller familiemedlemmer) som ønsker å gjennomføre testene kan også inkluderes. De må være flytende i spansk for å sikre at de forstår studiet og dets formål. For å bekrefte at kontrollgruppen ikke har nedsatt hørsel, vil de gjennomgå tonal audiometri på begge ørene, hvis tonale terskel bør være ≤30dB i samtalefrekvensene 500, 1000 og 2000Hz.

Sosiodemografiske og kliniske variabler Studiegruppe: tilknytningsdata (nåværende alder, alder ved implantasjon, kjønn, utdanningsnivå), data om hørselstap (etiologi, varighet av hørselstap, type og grad av hørselstap, verste øre), operasjonsdata ( type implantat og elektrodegruppe brukt, komplett eller ufullstendig innsetting, sideimplantert, dato for intervensjon), postoperative komplikasjoner. Disse dataene vil bli samlet inn fra pasientenes journal. I tillegg vil tilpasningsdata (antall aktive elektroder, prosessormodell) og audiologiske tester med CI samles inn.

Kontrollgruppe: alder, kjønn, tilhørende patologi(er), utdanningsnivå.

Utfallsvariabler

1. Poengsetting av det musikkrelaterte livskvalitetsspørreskjemaet (MuRQoL), Münchens musikkspørreskjema (MuMu) og spørreskjemaet utviklet for forsøkspersoner i alderen 6-17 år (se beskrivelse).
2. Validering av det musikkrelaterte livskvalitetsspørreskjemaet (MuRQoL) i voksen befolkning.
3. Score oppnådd i "oppdagelse"-nivået med Meludia-musikkverktøyet (se beskrivelse).

4. Parametere for å vurdere stemmekvaliteten:

   Talt stemme: Vocal inability index, Maksimal fonasjonstid, Fundamental stemmefrekvens, Jitter, Shimmer, Harmonics to noise ratio (HNR), Smoothed cepstral peak (CPPS) og Spectrogram i henhold til Yanagiharas klassifisering.

   Sungstemme: Tonehøyde (i forhold til tonen som sendes ut av et keyboard), CPPS og Singing power ratio (SPR).

5. Innvirkning av demografiske og audiologiske faktorer på resultatene av spørreskjemaene om musikkoppfattelse samt på resultatene av Meludia-verktøyet og den akustiske analysen av implanterte pasienter og sammenligning med normalhørselskontrollgruppen.

Beskrivelse av måleinstrumentene

1. - MuMu Questionnaire: Munich Music Questionnaire ble spesielt utviklet for voksne CI-brukere med postlingualt hørselstap. Den inkluderer spørsmål som tar for seg tidligere og nåværende aktiviteter knyttet til vanen med å lytte til musikk. Vi vil bruke den forkortede versjonen som inneholder 9 spørsmål om musikklyttevaner i forhold til ulike musikkstiler, ulike instrumenter og deltakelse i musikalske aktiviteter på ulike tidspunkt i livet til implanterte pasienter. Den tilbyr mange svaralternativer, fra "ja eller nei"-formatet til vurderingsskalaer og flervalgsspørsmål med mulighet for å krysse av for så mange alternativer som er nødvendig (f.eks. "Hvor ofte hører du og/eller har du hørt på musikk", på en skala fra 0-10; "Hvorfor hører du på musikk", med alternativene "for nytelse", "profesjonelle grunner", "emosjonell tilfredsstillelse", "å slappe av"). Den er oversatt og validert på spansk (utviklet av S.J. Brockmeier og tilpasset av Ana Fuster. Info: https://www.medel.com/support/rehab/rehabilitation-downloads).
2. MuRQoL Spørreskjema: Konseptet musikkrelatert livskvalitet (MuRQoL) ble opprinnelig definert som virkningen av lytteferdigheter på livskvaliteten til implanterte pasienter. For å jobbe med dette konseptet opprettet grupper av voksne CI-brukere spørsmålene, og sikret dermed innholdsvaliditet, og skilte seg fra tidligere studier ved at brukere ikke var involvert i den første spørsmålsgenereringsprosessen. MuRQoL-spørreskjemaet tar for seg nye aspekter ved musikalsk opplevelse, for eksempel muligheten til å høre om man synger på riktig tonehøyde. Den bruker en 5-punkts Likert-skala eller tilfredshetsskala, som inkluderer en rekke meninger som tillater en større grad av spesifisitet enn et ja/nei-spørsmål. Fem av de 18 spørsmålene som er inkludert er nye blant musikkspørreskjemaer designet for voksne CI-brukere, (spørsmål 4 - "kan du gjenkjenne ord i sanger?", 6, 9, 10 og 15 - "hører du på musikk mens du reiser, f.eks. i bilen?"). Dette er viktig for å vurdere musikalske opplevelser som ikke er målt ved tidligere spørreskjemaer. På den annen side er det flere spørsmål som ligner på andre spørreskjemaer, f.eks. Spørsmål 18 gjenspeiles også i MuMu-testen ("Synger du, spiller et musikkinstrument eller fløyter?"). Spørreskjemaet består av to deler med de samme 18 spørsmålene hver, fordelt på musikalsk oppfatning og musikalsk engasjement. Del I av spørreskjemaet spør om musikalske opplevelser, f.eks. "Kan du skille mellom ulike rytmer i musikk? Del II spør om betydningen av musikklytteferdigheter, holdninger til musikk og musikalske aktiviteter for implantatmottakeren, f.eks. "Hvor viktig er det for deg å kunne skille forskjellige rytmer i musikk?" Dritsakis G, van Besouw RM, Kitterick P, Verschuur CA. Et musikkrelatert livskvalitetsmål for å veilede musikkrehabilitering for voksne cochleaimplantatbrukere. American journal of audiology 2017;26:268-282.
3. Spørreskjema for forsøkspersoner i alderen 6-17 år: Etter å ha gjennomgått eksisterende litteratur fant vi ikke noe spørreskjema egnet både i språk og i form av skårer for forsøkspersoner i alderen 6-17 år. Derfor har vi laget et utvalg spørsmål som allerede er brukt av andre forfattere og som omfatter aspekter av musikalske interesser, musikalsk profil, musikkens rolle og musikkrelaterte aktiviteter [Pacheco et al., 2020; Vannatta-Hall, 2010; Waaramaa et al., 2018] (Se vedlegg).Pacheco L, Miguel JHS, Gil D. Forslag til musikalsk stimulering for hørselshemmede barn: saksrapporter. CoDAS 2020;32:e20190139; Vannatta-Hall JE: Music education in early childhood teacher education: effekten av et musikkmetodekurs på førtjenestelæreres opplevde selvtillit og kompetanse til å undervise i musikk. University of Illinois i Urbana-Champaign, 2010; Waaramaa T, Kukkonen T, Mykkänen S, Geneid A. Vokal emosjonsidentifikasjon av barn som bruker cochleaimplantater, forhold til stemmekvalitet og musikalske interesser. Tidsskrift for tale-, språk- og hørselsforskning: JSLHR 2018;61:973-985.
4. Meludia: Musikkverktøyet Meludia (www.meludia.com), tilgjengelig på spansk, bruker interaktive musikklytteøvelser med progressiv vanskelighetsgrad for både barn og voksne. Det er basert på å lytte og svare. Meludia stiller spørsmål ved hjelp av lyder og fargerike grafiske design, som etter å ha lyttet nøye (pasienter som styres direkte og de som er implantert gjennom tilkoblingskabelen som tillater direkte lytting gjennom lydprosessoren) velges med PC-musen ved å klikke på knappen som passer best til hva har nettopp blitt hørt. Ulike kategorier blir evaluert: Rytme (angi hvor mange slagslag som høres, fra 1 til 8), Melodi (angi om melodien som høres er stigende eller synkende), Tetthet (angi hvor mange lyder som høres samtidig, en eller flere), Stabilitet (angi om lyden som høres er kaotisk eller ikke; det vil si om den gir en følelse av stabilitet eller ustabilitet) og Spatialisering (angi om den andre tonen har høyere eller lavere tonehøyde enn den første). Verktøyet består av 4 moduler: Discovery, Intermediate, Advanced og Expert. I denne studien vil vi innledningsvis jobbe med Discovery-modulen, som består av 25 øvelser (5 for hver av de 5 kategoriene angitt ovenfor) (se vedlegg). Poeng (mellom 1 og 3) vil bli samlet inn for hver av øvelsene, samt om hver kategori er fullført eller ikke. Det er tillatt med maksimalt 4 forsøk i hver av øvelsene. Hvis forsøkspersonen etter de 4 forsøkene ikke er i stand til å oppnå minst en poengsum på 1, skal testen stoppe i den kategorien og gå videre til neste kategori. Prøven skal starte med kategorien "rytme", som anses som den enkleste kategorien.

5. Akustisk analyse av stemmen: Praat-programmet vil bli brukt (utviklet av Paul Boersma og David Weenink fra University of Amsterdam), som er det mest brukte i publikasjoner relatert til emnet 6 og hvis verdier er sammenlignet med andre programmer som er validert på spansk 7.

   Lydsignalet vil bli samlet inn med en Saramonic International mikrofon (3,5 mm) og et taleopptak vil bli gjort i henhold til protokollen til European Society of Laryngology 8:

   • Vokal /a/ holdt i minst 3 sekunder.
   • Fonetisk balansert tekst ("Platero y yo" av Juan Ramón Jiménez).
   • Stemmeopptak sunget med den første frasen av den populære sangen "Cumpleaños feliz" som forlenger den siste vokalen /i/ i minst 3 sekunder.

   Parametrene som skal analyseres for å evaluere kvaliteten på stemmen er følgende:

   Talt stemme: Vocal incapacity index, Maksimal fonasjonstid, Fundamental frekvens av stemmen, Jitter, Shimmer, Harmonics to noise ratio (HNR), Smoothed cepstral peak (CPPS) og Spectrogram i henhold til Yanagiharas klassifisering.

   Sunget stemme: Tonehøyde (med hensyn til tonen som sendes ut av et keyboard), CPPS og Singing power ratio (SPR).

6. - Beskrivelse av de audiologiske testene: studiegruppen vil gjennomgå tonal og taleaudiometri i fritt felt for å oppnå objektive verdier av deres CI-ytelse. Dette vil bli utført i en dobbeltvegget akustisk isolert messe og forsøkspersonene vil sitte 1 m unna høyttalerne med 0º asimut. Hvis en pasient har bedre hørsel i det ikke-implanterte øret, vil dette øret bli maskert under testen og dermed eliminere oppfatningen av det "gode øret" og kun vurdere CI-ytelsen, og hvis pasienten bruker et høreapparat vil det bli fjernet for testen. For tonal audiometri vil frekvensene på 250, 500, 1000, 2000, 4000 og 6000Hz bli evaluert og for statistiske formål vil PTA4-verdien (gjennomsnittlige terskler ved 500,1000, 2000 og 4000Hz) bli brukt. Taleoppfatning vil bli evaluert med % av disyllabler både i stillegående og i støy, uten leppeavlesning, ved 65dB SPL, og med et signal/støyforhold på 10dB SPL under signalet; de innspilte sporene til Cardenas og Marrero vil bli brukt.

Prosedyre for utfylling av spørreskjemaene og gjennomføring av musikal- og stemmeprøven *Studiegruppe: Etter å ha mottatt informasjon om studien, både muntlig og skriftlig, og signert på informert samtykkeskjema, vil pasientene fylle ut MuMu og MuRQoL spørreskjemaene (voksne) og spørreskjemaet utviklet for forsøkspersoner i alderen 6-17 år med hjelp av et medlem av forskerteamet (barn vil også få hjelp av foreldre eller foresatte).

Den musikalske testen med Meludia-verktøyet, som vi anslår å vare i ca. 1 time, vil bli gjennomført etter å ha fylt ut spørreskjemaene, ellers vil de bli satt til en annen dag i løpet av de neste 30 dagene. Lydinngangen til CI-prosessoren kobles til lydutgangen på den bærbare datamaskinen, for å isolere signalet fullstendig fra ekstern støy. Når alle Meludia-øvelsene er fullført, vil stemmen bli analysert med Praat-programmet.

*Kontrollgruppe: Normalhørende pasienter vil motta muntlig og skriftlig informasjon om studien, og etter å ha signert det informerte samtykket vil de fylle ut MuRQoL-spørreskjemaet hvis de er over 18 år eller det som er utviklet for forsøkspersoner mellom 6-17 år. De vil deretter bli vurdert med Meludia-verktøyet og deretter med Praat-programmet.

Både spørreskjemaene og testen med Meludia-verktøyet vil bli administrert til hver pasient individuelt i rolige omgivelser. Hvis de yngste barna ikke klarer å fullføre alle øvelsene på en enkelt økt, vil de bli satt opp til de påfølgende dagene, alltid innen de neste 30 dagene, og dra nytte av en av deres rutinekontroller.

Gitt den nåværende pandemisituasjonen på grunn av SARS-COV2, for å minimere tiden det tar for både studiegruppen og kontrollene å besøke sykehuset, vil det bli laget en selvutfyllende versjon av spørreskjemaene slik at de kan fylles ut på nett. Vurdering med Meludia kan også utføres eksternt via Webex, Zoom eller Teams; i dette tilfellet vil implanterte pasienter få kabelen som kobler prosessoren(e) til lydutgangen på PC-en levert til hjemmene deres. På samme måte som stemmeanalysen, som etter å ha sendt tilsvarende mikrofon til forsøkspersonene kunne utføres eksternt.

Siden studieprøvene (Meludia musikkverktøy, spørreskjema og stemmeanalyse) kun skal testes én gang på hvert emne, er det ikke behov for å følge opp gruppene. Mens alle implanterte har en årlig kontroll gjennom hele livet, forventes ingen endringer i ytelsen med mindre det er en ulykke eller feil på enheten. Derfor forventes ikke resultatene av studien å endre seg over tid. Kontrollgruppen, derimot, består av normalhørende personer, med evnen til å utføre testene riktig, dvs. uten en funksjonshemming som hindrer dem i å gjøre det (f. mental svekkelse), og denne evnen bør ikke variere vesentlig over tid. Ettersom det ikke er noen oppfølging av forsøkspersonene («tiltakene» utføres kun én gang i tiden) vil det ikke være tap i studien.

Oversettelse av MuRQoL-spørreskjemaet I utgangspunktet vil spørreskjemaet bli oversatt fra engelsk til spansk av en kvalifisert person. Dette vil bli fulgt av oversettelse fra spansk til engelsk (tilbakeoversettelse) av en annen kvalifisert person fra utenfor den kliniske studien. Dette vil sikre at den spanske versjonen gjengir den originale engelske versjonen.

Statistisk analyse Kvantitative variabler vil uttrykkes som gjennomsnitt, standardavvik og rekkevidde, og kvalitative variabler som absolutte frekvenser og prosenter. For analyse av resultatene av MuMu musikkoppfatningstesten før og etter CI, vil Wilcoxon-testen for sammenkoblede data bli brukt. For å vurdere påvirkningen av sosiodemografiske og kliniske variabler på resultatene av musikkoppfatning etter hørselsimplantatet, vil sammenligninger av middel mellom grupper bli gjort ved bruk av ikke-parametriske metoder (Kruskall-Wallis for mer enn to grupper og Mann-Whitney for to grupper) eller parametriske metoder (ANOVA for mer enn to grupper og Students t-test for to grupper), avhengig av utvalgsstørrelsene, homogeniteten til dataene og justeringen til normaliteten til fordelingen. Spearmans korrelasjonskoeffisient vil bli brukt for å analysere sammenhengen mellom verbal diskriminering etter CI og måling av musikkoppfatning og nytelse. Alle analyser vil bli utført på et to-halet p<0,05-nivå av statistisk signifikans. Statistikkpakken SPSS v.24 vil bli brukt for de foreslåtte analysene.

For validering av MuRQoL spørreskjemaet vil metoden til Rust & Golombok, 2000 bli brukt. Reliabilitet og validitet vil bli tatt i betraktning. Reliabilitet vurderes gjennom konsistens (vurdert gjennom Cronbachs alfa-koeffisient), tidsstabilitet (test-retest reliabilitet, beregnet med intraklasse-korrelasjonskoeffisienten) og inter-observatør-avtale (analysert gjennom prosentandelen av samsvar og Kappa-indeksen), og validitet gjennom innhold. validitet (kvalitative vurderinger foretas av ekspertforskere), konstruksjonsvaliditet (faktoranalyse og multitrait-multimethod-matrise) og kriteriumvaliditet (forholdet mellom hvert individs poengsum til en gullstandard, i dette tilfellet til poengsummene oppnådd i det originale elementet [Dritsakis et al., 2017]).

Dritsakis G, van Besouw RM, Kitterick P, Verschuur CA. Et musikkrelatert livskvalitetsmål for å veilede musikkrehabilitering for voksne cochleaimplantatbrukere. American journal of audiology 2017;26:268-282.

Når det gjelder bestemmelse av utvalgsstørrelse, er dette den første studien med musikkverktøyet Meludia i en barnepopulasjon, så det er ikke mulig å vite med sikkerhet hvilken utvalgsstørrelse som trengs for å finne signifikante forskjeller mellom studiegruppen og kontrollgruppen. Men basert på en fersk studie publisert av vår gruppe hvor det er en implantert populasjon og deres kontrollfeller ("matchet" etter kjønn, alder, utdanningsnivå...), ble antallet pasienter i studiegruppen og 24 kontroller satt til 24 (Mertens G., et al. 2020. Kognitiv forbedring etter cochleaimplantasjon hos eldre voksne med alvorlig eller dyp hørselshemming: en prospektiv, langsgående, kontrollert, multisenterstudie. Øre og hørsel), med 75 % kraft til å oppdage en forskjell på 14 standardavvik (= Cohens d; Claes, A. J., et al. 2018. Kognitiv ytelse av alvorlig hørselshemmede eldre voksne før og etter cochleaimplantasjon: Foreløpige resultater av en prospektiv, longitudinell kohortstudie ved bruk av RBANS-H. Otol Neurotol, 39, e765-e773).

Studiens begrensninger Det retrospektive designet for utvelgelse av pasienter er ingen hindring siden datainnsamlingen, utfyllingen av spørreskjemaene og den musikalske testen med Meludia blir evaluert prospektivt, slik at vi kan kontrollere mulige skjevheter knyttet til denne typen design, som f.eks. som tap av informasjon.

En av de mulige begrensningene vi kan møte er at noen pasienter nekter å bli lenger enn nødvendig på et sykehusrom. Dette kunne løses ved å tilby dem muligheten til å gjøre øvelsene på nett, med internettforbindelse hjemme, og vi kunne veilede dem gjennom øvelsene.