Analisi delle abilità musicali e vocali nei portatori di impianti cocleari per bambini e adulti

METODOLOGIA

Disegno Studio trasversale in cui sia i pazienti impiantati che i soggetti di controllo senza ipoacusia sono stati testati una sola volta.

Scopo e soggetti dello studio Prima dell'inclusione dei soggetti nello studio, sarà richiesta l'approvazione del Comitato Etico dell'Ospedale Universitario La Paz (HULP).

GRUPPO DI STUDIO (Gruppo impiantato) Pazienti adulti (≥18 anni) con ipoacusia postlinguale e bambini (tra 6 e 17 anni) con ipoacusia prelingue o perilingue che hanno ricevuto un IC prima dei 3 anni.

I pazienti che hanno ricevuto un CI dal 2000 al gennaio 2023 saranno inclusi come potenziali candidati alla partecipazione. Attualmente nel database sono individuati 76 soggetti di età 6-17 anni impiantati prima dei 3 anni e 231 adulti post-linguistici, ai quali vanno aggiunti gli adulti post-linguistici impiantati nei successivi 2 anni, in modo che dopo un anno di follow possono partecipare allo studio.

Criterio di inclusione:

• Età minima 6 anni.
• I pazienti di età compresa tra 6 e 17 anni devono essere stati impiantati prima dei 3 anni (per garantire un'adeguata prestazione dell'IC).
• Esperienza minima di 12 mesi con il dispositivo
• Indicazioni: unilaterale (un IC), bilaterale (due IC), bimodale (un IC in un orecchio e un apparecchio acustico nell'altro)
• Almeno l'80% degli elettrodi attivi al momento della valutazione.
• Ottima conoscenza dello spagnolo
• Consenso informato firmato e datato prima di iniziare qualsiasi procedura di studio.

Criteri di esclusione:

• Non soddisfa i criteri di inclusione.
• Adulti prelingui o perilingue.
• Disabilità in aggiunta alla compromissione dell'udito (ad esempio, disabilità mentale). Le visite di routine nell'HULP o durante le loro sessioni di fitting CI saranno utilizzate come un'opportunità per contattare i pazienti e proporre la loro partecipazione.

GRUPPO DI CONTROLLO Il gruppo di controllo sarà composto da soggetti di età superiore ai 6 anni senza deficit uditivo, senza disabilità che impedisca loro di sostenere i test e che abbiano caratteristiche socio-demografiche simili a quelle del gruppo di studio. Saranno inclusi dal reparto ORL dove saranno venuti con un altro tipo di condizione medica diversa dalla perdita dell'udito o accompagnatori di pazienti. Può essere incluso anche il personale dell'ospedale La Paz (o i familiari) che desiderano eseguire i test. Devono essere fluenti in spagnolo per assicurarsi di comprendere lo studio e il suo scopo. Per confermare che il gruppo di controllo non ha problemi di udito, verrà sottoposto ad audiometria tonale in entrambe le orecchie, la cui soglia tonale dovrebbe essere ≤30dB nelle frequenze di conversazione di 500, 1000 e 2000Hz.

Variabili socio-demografiche e cliniche Gruppo di studio: dati di affiliazione (età attuale, età all'impianto, sesso, livello di istruzione), dati di ipoacusia (eziologia, durata dell'ipoacusia, tipo e grado di ipoacusia, orecchio peggiore), dati chirurgici ( tipo di impianto e matrice di elettrodi utilizzati, inserimento completo o incompleto, lato impiantato, data dell'intervento), complicanze postoperatorie. Questi dati saranno raccolti dalle cartelle cliniche dei pazienti. Inoltre, verranno raccolti dati di fititing (numero di elettrodi attivi, modello di processore) e test audiologici con l'IC.

Gruppo di controllo: età, sesso, patologia/e associata/e, livello di istruzione.

Variabili di risultato

1. Punteggio del questionario sulla qualità della vita legato alla musica (MuRQoL), del questionario musicale di Monaco (MuMu) e del questionario sviluppato per soggetti di età compresa tra 6 e 17 anni (vedi descrizione).
2. Convalida del questionario sulla qualità della vita legato alla musica (MuRQoL) nella popolazione adulta.
3. Punteggio ottenuto nel livello "scoperta" con lo strumento musicale Meludia (vedi descrizione).

4. Parametri per valutare la qualità della voce:

   Voce parlata: Indice di incapacità vocale, Tempo massimo di fonazione, Frequenza fondamentale della voce, Jitter, Shimmer, Rapporto armoniche/rumore (HNR), Picco cepstrale levigato (CPPS) e Spettrogramma secondo la classificazione di Yanagihara.

   Voce cantata: Pitch (rispetto alla nota emessa da una tastiera), CPPS e Singing power ratio (SPR).

5. Impatto dei fattori demografici e audiologici sui risultati dei questionari sulla percezione della musica, nonché sui risultati dello strumento Meludia e dell'analisi acustica dei pazienti impiantati e confronto con il gruppo di controllo dell'udito normale.

Descrizione degli strumenti di misura

1. - MuMu Questionnaire: il Munich Music Questionnaire è stato sviluppato appositamente per la popolazione adulta di utenti di CI con ipoacusia postlinguale. Include domande che affrontano attività passate e presenti legate all'abitudine di ascoltare musica. Useremo la versione abbreviata che contiene 9 domande sulle abitudini di ascolto della musica in relazione a vari stili musicali, diversi strumenti e partecipazione ad attività musicali in diversi momenti della vita dei pazienti impiantati. Offre molte opzioni di risposta, dal formato "sì o no" alle scale di valutazione e alle domande a scelta multipla con la possibilità di selezionare tutte le opzioni necessarie (ad es. "Quante volte ascolti e/o hai ascoltato musica", su una scala da 0 a 10; "Perché ascolti musica", con le opzioni "per piacere", "motivi professionali", "soddisfazione emotiva", "per rilassarti"). È tradotto e convalidato in spagnolo (sviluppato da S.J. Brockmeier e adattato da Ana Fuster. Info: https://www.medel.com/support/rehab/rehabilitation-downloads).
2. Questionario MuRQoL: il concetto di qualità della vita correlata alla musica (MuRQoL) è stato inizialmente definito come l'impatto delle capacità di ascolto sulla qualità della vita dei pazienti impiantati. Per lavorare su questo concetto, gruppi di utenti adulti di IC hanno creato le domande, garantendo così la validità del contenuto, a differenza degli studi precedenti in quanto gli utenti non erano coinvolti nel processo iniziale di generazione delle domande. Il questionario MuRQoL affronta nuovi aspetti dell'esperienza musicale, come la capacità di sentire se si sta cantando al tono giusto. Utilizza una scala di tipo Likert a 5 punti o scala di soddisfazione, che include una gamma di opinioni che consentono un maggior grado di specificità rispetto a una domanda sì/no. Cinque delle 18 domande incluse sono nuove tra i questionari musicali progettati per gli utenti adulti di CI, (domanda 4 - "sai riconoscere le parole nelle canzoni?", 6, 9, 10 e 15 - "ascolti musica mentre viaggi, ad es. l'auto?"). Questo è importante per valutare le esperienze musicali che non sono state misurate dai questionari precedenti. D'altra parte, diverse domande sono simili a quelle di altri questionari, ad es. la domanda 18 si riflette anche nel test MuMu ("Canti, suoni uno strumento musicale o fischietti?"). Il questionario è composto da due parti con le stesse 18 domande ciascuna, suddivise in percezione musicale e coinvolgimento musicale. La parte I del questionario chiede informazioni sulle esperienze musicali, ad es. "Riesci a distinguere i diversi ritmi nella musica? La parte II pone domande sull'importanza delle capacità di ascolto della musica, dell'atteggiamento nei confronti della musica e delle attività musicali per il ricevente dell'impianto, ad es. "Quanto è importante per te saper distinguere i diversi ritmi nella musica?" Dritsakis G, van Besouw RM, Kitterick P, Verschuur CA. Una misura della qualità della vita correlata alla musica per guidare la riabilitazione musicale per gli utenti adulti di impianti cocleari. Rivista americana di audiologia 2017;26:268-282.
3. Questionario per soggetti di età 6-17 anni: dopo aver esaminato la letteratura esistente, non abbiamo trovato alcun questionario adatto sia nella lingua che nella forma dei punteggi per i soggetti di età 6-17 anni. Pertanto, abbiamo fatto una selezione di domande che sono già state utilizzate da altri autori e che comprendono aspetti di interessi musicali, profilo musicale, ruolo della musica e attività legate alla musica [Pacheco et al., 2020; Vannatta-Hall, 2010; Waaramaa et al., 2018] (vedi allegato). Pacheco L, Miguel JHS, Gil D. Proposta di stimolazione musicale per bambini con problemi di udito: case report. CoDAS 2020;32:e20190139; Vannatta-Hall JE: Educazione musicale nella formazione degli insegnanti della prima infanzia: l'impatto di un corso di metodi musicali sulla fiducia e sulla competenza percepite dagli insegnanti pre-servizio nell'insegnamento della musica. Università dell'Illinois a Urbana-Champaign, 2010; Waaramaa T, Kukkonen T, Mykkänen S, Geneid A. Identificazione delle emozioni vocali da parte dei bambini che utilizzano impianti cocleari, relazioni con la qualità della voce e interessi musicali. Rivista di ricerca sulla parola, sul linguaggio e sull'udito: JSLHR 2018;61:973-985.
4. Meludia: lo strumento musicale Meludia (www.meludia.com), disponibile in spagnolo, utilizza esercizi interattivi di ascolto musicale di difficoltà progressiva sia per bambini che per adulti. Si basa sull'ascolto e sulla risposta. Meludia pone domande utilizzando suoni e grafiche colorate, che dopo un attento ascolto (i pazienti controllati direttamente e quelli impiantati tramite il cavo di connessione che consente l'ascolto diretto tramite l'audio processore) vengono selezionati con il mouse del PC cliccando sul pulsante che meglio corrisponde a ciò che è appena stato ascoltato. Vengono valutate diverse categorie: Ritmo (indicare quanti battiti di percussione si sentono, da 1 a 8), Melodia (indicare se la melodia ascoltata è ascendente o discendente), Densità (indicare quanti suoni si sentono contemporaneamente, uno o più), Stabilità (indicare se il suono udito è caotico o meno, cioè se dà una sensazione di stabilità o instabilità) e Spazializzazione (indicare se la seconda nota ha un tono più alto o più basso della prima). Lo strumento è composto da 4 moduli: Scoperta, Intermedio, Avanzato ed Esperto. In questo studio lavoreremo inizialmente con il modulo Discovery, che consiste in 25 esercizi (5 per ciascuna delle 5 categorie sopra indicate) (vedi appendice). Verranno raccolti i punteggi (tra 1 e 3) per ciascuno degli esercizi, nonché il completamento o meno di ciascuna categoria. Saranno consentiti un massimo di 4 tentativi in ​​ciascuno degli esercizi. Se dopo i 4 tentativi il soggetto non riesce ad ottenere almeno un punteggio di 1, la prova deve fermarsi in quella categoria e passare alla categoria successiva. Il test inizierà con la categoria "ritmo", che è considerata la categoria più semplice.

5. Analisi acustica della voce: verrà utilizzato il programma Praat (sviluppato da Paul Boersma e David Weenink dell'Università di Amsterdam), che è il più utilizzato nelle pubblicazioni relative alla materia 6 e i cui valori sono stati confrontati con altri programmi validati in spagnolo 7.

   Il segnale sonoro sarà raccolto con un microfono Saramonic International (3,5 mm) e verrà effettuata una registrazione vocale parlata secondo il protocollo della European Society of Laryngology 8:

   • Vocale /a/ tenuta per almeno 3 secondi.
   • Testo foneticamente bilanciato ("Platero y yo" di Juan Ramón Jiménez).
   • Registrazione vocale cantata con la prima frase della canzone popolare "Cumpleaños feliz" prolungando l'ultima vocale /i/ per almeno 3 secondi.

   I parametri da analizzare per valutare la qualità della voce sono i seguenti:

   Voce parlata: Indice di incapacità vocale, Tempo massimo di fonazione, Frequenza fondamentale della voce, Jitter, Shimmer, Rapporto armoniche/rumore (HNR), Picco cepstrale levigato (CPPS) e Spettrogramma secondo la classificazione di Yanagihara.

   Voce cantata: Pitch (rispetto alla nota emessa da una tastiera), CPPS e Singing power ratio (SPR).

6. - Descrizione delle prove audiologiche: il gruppo di studio sarà sottoposto ad audiometria tonale e vocale in campo libero per ottenere valori oggettivi della propria performance IC. Questo sarà effettuato in una cabina a doppia parete isolata acusticamente ei soggetti saranno seduti a 1 m di distanza dagli altoparlanti a 0º di azimut. Se un paziente ha un udito migliore nell'orecchio non impiantato, questo orecchio verrà mascherato durante il test eliminando così la percezione del "buon orecchio" e valutando solo le prestazioni dell'IC, e se il paziente indossa un apparecchio acustico verrà rimosso per il test. Per l'audiometria tonale verranno valutate le frequenze di 250, 500, 1000, 2000, 4000 e 6000Hz ea fini statistici verrà utilizzato il valore PTA4 (soglie medie a 500,1000, 2000 e 4000Hz). La percezione del parlato sarà valutata con la % di disillabe sia in quiete che in rumore, senza lettura labiale, a 65dB SPL, e con un rapporto segnale/rumore di 10dB SPL al di sotto del segnale; verranno utilizzate le tracce registrate di Cardenas e Marrero.

Procedura per la compilazione dei questionari ed esecuzione del test musicale e vocale *Gruppo di studio: dopo aver ricevuto informazioni sullo studio, sia orali che scritte, e firmato il modulo di consenso informato, i pazienti compileranno i questionari MuMu e MuRQoL (adulti) e il questionario sviluppato per soggetti di età compresa tra 6 e 17 anni con l'aiuto di un membro del gruppo di ricerca (i bambini saranno assistiti anche dai loro genitori o tutori).

La prova musicale con lo strumento Meludia, che si stima duri circa 1 ora, verrà effettuata dopo la compilazione dei questionari, oppure saranno programmati per un altro giorno entro i successivi 30 giorni. L'ingresso audio del processore CI sarà collegato all'uscita audio del computer portatile, in modo da isolare completamente il segnale dal rumore esterno. Completati tutti gli esercizi di Meludia, la voce verrà analizzata con il programma Praat.

*Gruppo di controllo: i pazienti con udito normale riceveranno informazioni orali e scritte sullo studio e dopo aver firmato il consenso informato compileranno il questionario MuRQoL se hanno più di 18 anni o quello sviluppato per i soggetti tra i 6-17 anni. Saranno poi valutati con lo strumento Meludia e successivamente con il programma Praat.

Sia i questionari che il test con lo strumento Meludia verranno somministrati a ciascun paziente individualmente in un ambiente tranquillo. Se i bambini più piccoli non riescono a completare tutti gli esercizi in un'unica seduta, verranno programmati per i giorni successivi, sempre entro i successivi 30 giorni, usufruendo di uno dei loro controlli di routine.

Data l'attuale situazione pandemica dovuta a SARS-COV2, al fine di ridurre al minimo il tempo necessario sia al gruppo di studio che ai controlli per visitare l'ospedale, verrebbe creata una versione autocompilante dei questionari in modo che possano essere compilati in linea. La valutazione con Meludia può essere eseguita anche da remoto tramite Webex, Zoom o Teams; in questo caso, i pazienti impiantati si farebbero recapitare a casa il cavo che collega il/i processore/i all'uscita audio del PC. Allo stesso modo dell'analisi vocale, che, dopo aver inviato ai soggetti il ​​relativo microfono, potrebbe essere effettuata da remoto.

Poiché i test di studio (strumento musicale Meludia, questionari e analisi della voce) saranno testati una sola volta su ogni argomento, non è necessario seguire i gruppi. Mentre tutti gli impiantati hanno un controllo annuale per tutta la loro vita, non sono previsti cambiamenti nelle prestazioni a meno che non si verifichi un incidente o un guasto del dispositivo. Pertanto, i risultati dello studio non dovrebbero cambiare nel tempo. Il gruppo di controllo, invece, è costituito da soggetti normoudenti, con la capacità di eseguire correttamente i test, cioè senza una disabilità che impedisca loro di farlo (es. menomazione mentale) e questa capacità non dovrebbe variare sostanzialmente nel tempo. Poiché non vi è alcun follow-up sui soggetti (le "misure" vengono eseguite solo una volta nel tempo) non ci saranno perdite nello studio.

Traduzione del questionario MuRQoL Inizialmente, il questionario sarà tradotto dall'inglese allo spagnolo da una persona adeguatamente qualificata. Seguirà la traduzione dallo spagnolo all'inglese (retrotraduzione) da parte di un'altra persona qualificata esterna allo studio clinico. Ciò assicurerà che la versione spagnola riproduca fedelmente la versione inglese originale.

Analisi statistica Le variabili quantitative saranno espresse come media, deviazione standard e range, e le variabili qualitative come frequenze assolute e percentuali. Per l'analisi dei risultati del test di percezione musicale MuMu prima e dopo l'IC, verrà utilizzato il test di Wilcoxon per dati appaiati. Per valutare l'influenza delle variabili socio-demografiche e cliniche sui risultati della percezione musicale dopo l'impianto uditivo, saranno effettuati confronti di medie tra gruppi utilizzando metodi non parametrici (Kruskall-Wallis per più di due gruppi e Mann-Whitney per due gruppi) o metodi parametrici (ANOVA per più di due gruppi e test t di Student per due gruppi), a seconda delle dimensioni del campione, dell'omogeneità dei dati e dell'adeguamento alla normalità della distribuzione. Il coefficiente di correlazione di Spearman sarà utilizzato per analizzare la relazione tra la discriminazione verbale dopo CI e la misurazione della percezione e del godimento della musica. Tutte le analisi saranno eseguite a un livello di significatività statistica p<0.05 a due code. Per le analisi proposte verrà utilizzato il pacchetto statistico SPSS v.24.

Per la validazione del questionario MuRQoL verrà utilizzato il metodo di Rust & Golombok, 2000. L'affidabilità e la validità saranno prese in considerazione. L'affidabilità è valutata attraverso la coerenza (valutata attraverso il coefficiente alfa di Cronbach), la stabilità temporale (affidabilità test-retest, calcolata con il coefficiente di correlazione intraclasse) e l'accordo inter-osservatore (analizzato attraverso la percentuale di accordo e l'indice Kappa), e la validità attraverso il contenuto validità (valutazioni qualitative che devono essere effettuate da ricercatori esperti), validità di costrutto (analisi fattoriale e matrice multitrait-multimetodo) e validità di criterio (relazione del punteggio di ciascun soggetto con un Gold Standard, in questo caso con i punteggi ottenuti nell'item originale [Dritsakis et al., 2017]).

Dritsakis G, van Besouw RM, Kitterick P, Verschuur CA. Una misura della qualità della vita correlata alla musica per guidare la riabilitazione musicale per gli utenti adulti di impianti cocleari. Rivista americana di audiologia 2017;26:268-282.

Per quanto riguarda la determinazione della dimensione del campione, questo è il primo studio con lo strumento musicale Meludia in una popolazione infantile, quindi non è possibile conoscere con certezza la dimensione del campione necessaria per trovare differenze significative tra il gruppo di studio e il gruppo di controllo. Ma sulla base di un recente studio pubblicato dal nostro gruppo in cui è presente una popolazione impiantata e i loro coetanei di controllo ("abbinati" per sesso, età, livello di istruzione...), il numero di pazienti nel gruppo di studio e 24 controlli è stato fissato a 24 (Mertens G., et al. 2020. Miglioramento cognitivo dopo l'impianto cocleare negli anziani con compromissione dell'udito grave o profonda: uno studio prospettico, longitudinale, controllato e multicentrico. Orecchio e udito), con una potenza del 75% per rilevare una differenza di 14 deviazioni standard (= Cohen's d; Claes, A. J., et al. 2018. Prestazioni cognitive di anziani con problemi di udito gravi prima e dopo l'impianto cocleare: risultati preliminari di uno studio prospettico di coorte longitudinale utilizzando l'RBANS-H. Otol Neurotol, 39, e765-e773).

Limitazioni dello studio Il disegno retrospettivo per la selezione dei pazienti non è un ostacolo in quanto la raccolta dei dati, la compilazione dei questionari e il test musicale con Meludia sono valutati in modo prospettico, permettendoci di controllare possibili bias legati a questo tipo di disegno, come come la perdita di informazioni.

Una delle possibili limitazioni che potremmo incontrare è il rifiuto di alcuni pazienti di rimanere più a lungo del necessario in una stanza d'ospedale. Questo potrebbe essere risolto offrendo loro la possibilità di fare gli esercizi online, con una connessione internet a casa, e potremmo guidarli attraverso gli esercizi.