Analyse af musik- og stemmefærdigheder hos børn og voksne cochlear implantatbrugere

METODOLOGI

Design Tværsnitsstudie, hvor både implanterede patienter og kontrolpersoner uden høretab kun blev testet én gang.

Omfang og undersøgelsesemner Forud for inddragelsen af ​​emner i undersøgelsen kræves godkendelse fra den etiske komité for Hospital Universitario La Paz (HULP).

UNDERSØGELSESGRUPPEN (Implanteret gruppe) Voksne patienter (≥18 år) med postlingualt høretab og børn (mellem 6 og 17 år) med prælingualt eller perilingualt høretab, som har fået en CI før 3 års alderen.

Patienter, der har modtaget et CI fra 2000 til januar 2023, vil blive inkluderet som potentielle kandidater til deltagelse. I øjeblikket er 76 forsøgspersoner i alderen 6-17 år implanteret før 3 års alderen og 231 postlinguale voksne identificeret i databasen, hvortil postlinguale voksne implanteret inden for de næste 2 år bør tilføjes, således at efter et års efterfølger op kan de deltage i undersøgelsen.

Inklusionskriterier:

• Minimumsalder på 6 år.
• Patienter i alderen 6-17 år skal have været implanteret før 3 års alderen (for at sikre tilstrækkelig CI-ydelse).
• Minimum 12 måneders erfaring med enheden
• Indikationer: unilateral (én CI), bilateral (to CI'er), bimodal (én CI i det ene øre og et høreapparat i det andet)
• Mindst 80 % af elektroderne er aktive på vurderingstidspunktet.
• Flydende i spansk
• Underskrevet og dateret informeret samtykke før påbegyndelse af en undersøgelsesprocedure.

Ekskluderingskriterier:

• Opfylder ikke inklusionskriterier.
• Prælinguale eller perilinguale voksne.
• Handicap ud over hørenedsættelse (f.eks. psykisk handicap). Rutinebesøg i HULP eller ved deres CI-tilpasningssessioner vil blive brugt som en mulighed for at kontakte patienter og foreslå deres deltagelse.

KONTROLGRUPPE Kontrolgruppen vil være sammensat af forsøgspersoner over 6 år uden hørenedsættelse, uden et handicap, der forhindrer dem i at tage testene, og som har sociodemografiske karakteristika, der ligner undersøgelsesgruppens. De vil blive inkluderet fra ØNH-afdelingen, hvor de enten er kommet med en anden form for medicinsk tilstand end høretab eller ledsagende patienter. Hospital La Paz personale (eller familiemedlemmer), der ønsker at udføre testene, kan også inkluderes. De skal være flydende i spansk for at sikre, at de forstår studiet og dets formål. For at bekræfte, at kontrolgruppen ikke har nedsat hørelse, vil de gennemgå tonal audiometri på begge ører, hvis tonale tærskel skal være ≤30dB i samtalefrekvenserne på 500, 1000 og 2000Hz.

Sociodemografiske og kliniske variabler Undersøgelsesgruppe: tilknytningsdata (aktuel alder, alder ved implantation, køn, uddannelsesniveau), data om høretab (ætiologi, varighed af høretab, type og grad af høretab, værste øre), operationsdata ( type implantat og anvendt elektrodesystem, fuldstændig eller ufuldstændig indsættelse, sideimplanteret, indgrebsdato), postoperative komplikationer. Disse data vil blive indsamlet fra patienternes journaler. Derudover vil tilpasningsdata (antal aktive elektroder, processormodel) og audiologiske tests med CI blive indsamlet.

Kontrolgruppe: alder, køn, tilhørende patologi(er), uddannelsesniveau.

Udfaldsvariable

1. Bedømmelse af det musikrelaterede livskvalitetsspørgeskema (MuRQoL), München-musikspørgeskemaet (MuMu) og spørgeskemaet udviklet til forsøgspersoner i alderen 6-17 år (se beskrivelse).
2. Validering af det musikrelaterede livskvalitetsspørgeskema (MuRQoL) i den voksne befolkning.
3. Score opnået i "opdagelses"-niveauet med Meludia-musikværktøjet (se beskrivelse).

4. Parametre til vurdering af stemmekvalitet:

   Talt stemme: Vocal inability index, Maksimal fonationstid, Fundamental stemmefrekvens, Jitter, Shimmer, Harmonics to noise ratio (HNR), Smoothed cepstral peak (CPPS) og Spectrogram ifølge Yanagiharas klassifikation.

   Sungstemme: Tonehøjde (i forhold til den tone, der udsendes af et keyboard), CPPS og Singing power ratio (SPR).

5. Indvirkning af demografiske og audiologiske faktorer på resultaterne af musikopfattelsesspørgeskemaerne samt på resultaterne af Meludia-værktøjet og den akustiske analyse af de implanterede patienter og sammenligning med den normale hørekontrolgruppe.

Beskrivelse af måleinstrumenterne

1. - MuMu Spørgeskema: Munich Music Questionnaire blev specielt udviklet til den voksne CI-brugerpopulation med postlingualt høretab. Det inkluderer spørgsmål, der omhandler tidligere og nuværende aktiviteter relateret til vanen med at lytte til musik. Vi vil bruge den forkortede version, som indeholder 9 spørgsmål om musiklyttevaner i forhold til forskellige musikstile, forskellige instrumenter og deltagelse i musikalske aktiviteter på forskellige tidspunkter i implanterede patienters liv. Det tilbyder mange svarmuligheder, lige fra "ja eller nej"-formatet til vurderingsskalaer og multiple choice-spørgsmål med mulighed for at afkrydse så mange muligheder som nødvendigt (f.eks. "Hvor ofte lytter og/eller har du lyttet til musik", på en skala fra 0-10; "Hvorfor lytter du til musik", med mulighederne "for fornøjelsens skyld", "faglige årsager", "følelsesmæssig tilfredsstillelse", "at slappe af"). Den er oversat og valideret på spansk (udviklet af S.J. Brockmeier og tilpasset af Ana Fuster. Info: https://www.medel.com/support/rehab/rehabilitation-downloads).
2. MuRQoL-spørgeskema: Begrebet musikrelateret livskvalitet (MuRQoL) blev oprindeligt defineret som virkningen af ​​lyttefærdigheder på livskvaliteten hos implanterede patienter. For at arbejde på dette koncept oprettede grupper af voksne CI-brugere spørgsmålene, hvilket sikrede indholdsvaliditet, hvilket adskiller sig fra tidligere undersøgelser ved, at brugerne ikke var involveret i den indledende spørgsmålsgenereringsproces. MuRQoL-spørgeskemaet omhandler nye aspekter af musikalsk oplevelse, såsom evnen til at høre, om man synger i den rigtige tonehøjde. Den bruger en 5-punkts Likert-skala eller tilfredshedsskala, som inkluderer en række meninger, der giver mulighed for en større grad af specificitet end et ja/nej-spørgsmål. Fem af de 18 inkluderede spørgsmål er nye blandt musikspørgeskemaer designet til voksne CI-brugere, (spørgsmål 4 - "kan du genkende ord i sange?", 6, 9, 10 og 15 - "lytter du til musik, mens du rejser, f.eks. bilen?"). Dette er vigtigt for at vurdere musikoplevelser, som ikke er blevet målt ved tidligere spørgeskemaer. Til gengæld ligner flere spørgsmål andre spørgeskemaers, f.eks. spørgsmål 18 afspejles også i MuMu-testen ("Synger du, spiller du et musikinstrument eller fløjter?"). Spørgeskemaet består af to dele med de samme 18 spørgsmål hver, opdelt i musikalsk opfattelse og musikalsk engagement. Del I af spørgeskemaet spørger om musikoplevelser, f.eks. "Kan du skelne mellem forskellige rytmer i musik? Del II spørger til betydningen af ​​musiklyttefærdigheder, holdninger til musik og musikalske aktiviteter for implantatmodtageren, f.eks. "Hvor vigtigt er det for dig at kunne skelne forskellige rytmer i musikken?" Dritsakis G, van Besouw RM, Kitterick P, Verschuur CA. Et musikrelateret livskvalitetsmål til at vejlede musikrehabilitering for voksne cochlear implantatbrugere. American journal of audiology 2017;26:268-282.
3. Spørgeskema til forsøgspersoner i alderen 6-17 år: Efter gennemgang af den eksisterende litteratur fandt vi ikke noget spørgeskema, der egner sig både sprogligt og i form af scores til forsøgspersoner i alderen 6-17 år. Derfor har vi lavet et udvalg af spørgsmål, som allerede er blevet brugt af andre forfattere, og som omfatter aspekter af musikalske interesser, musikalsk profil, musikkens rolle og musikrelaterede aktiviteter [Pacheco et al., 2020; Vannatta-Hall, 2010; Waaramaa et al., 2018] (Se bilag).Pacheco L, Miguel JHS, Gil D. Forslag til musikstimulering for hørehæmmede børn: case reports. CoDAS 2020;32:e20190139; Vannatta-Hall JE: Musikundervisning i tidlige barndomslæreruddannelser: virkningen af ​​et musikmetodekursus på førskolelæreres opfattede selvtillid og kompetence til at undervise i musik. University of Illinois i Urbana-Champaign, 2010; Waaramaa T, Kukkonen T, Mykkänen S, Geneid A. Vokal følelsesidentifikation af børn, der bruger cochleære implantater, relationer til stemmekvalitet og musikalske interesser. Tidsskrift for tale-, sprog- og høreforskning: JSLHR 2018;61:973-985.
4. Meludia: Musikværktøjet Meludia (www.meludia.com), tilgængelig på spansk, bruger interaktive musiklytteøvelser af progressiv sværhedsgrad for både børn og voksne. Det er baseret på at lytte og reagere. Meludia stiller spørgsmål ved hjælp af lyde og farverige grafiske designs, som efter at have lyttet grundigt (patienter styret direkte og dem, der er implanteret gennem tilslutningskablet, der tillader direkte lytning gennem lydprocessoren) vælges med pc-musen ved at klikke på den knap, der bedst svarer til det er lige blevet hørt. Forskellige kategorier evalueres: Rytme (angiv hvor mange slagslag der høres, fra 1 til 8), Melodi (angiver om den hørte melodi er stigende eller faldende), Tæthed (angiv hvor mange lyde der høres samtidigt, en eller flere), Stabilitet (angiv om lyden, der høres er kaotisk eller ej, dvs. om den giver en følelse af stabilitet eller ustabilitet) og Spatialisering (angiv om den anden tone har en højere eller lavere tonehøjde end den første). Værktøjet består af 4 moduler: Discovery, Intermediate, Advanced og Expert. I denne undersøgelse vil vi indledningsvis arbejde med Discovery-modulet, som består af 25 øvelser (5 for hver af de 5 kategorier angivet ovenfor) (se bilag). Der vil blive indsamlet point (mellem 1 og 3) for hver af øvelserne, samt om hver kategori er gennemført eller ej. Der vil maksimalt være tilladt 4 forsøg i hver af øvelserne. Hvis forsøgspersonen efter de 4 forsøg ikke er i stand til at opnå mindst en score på 1, skal testen stoppe i den kategori og gå videre til næste kategori. Prøven skal starte med kategorien "rytme", som anses for at være den nemmeste kategori.

5. Akustisk analyse af stemmen: Praat-programmet vil blive brugt (udviklet af Paul Boersma og David Weenink fra University of Amsterdam), som er det mest udbredte i publikationer relateret til emnet 6, og hvis værdier er blevet sammenlignet med andre validerede programmer på spansk 7.

   Lydsignalet vil blive opsamlet med en Saramonic International mikrofon (3,5 mm), og en talt stemmeoptagelse vil blive lavet i henhold til protokollen fra European Society of Laryngology 8:

   • Vokal /a/ holdt i mindst 3 sekunder.
   • Fonetisk afbalanceret tekst ("Platero y yo" af Juan Ramón Jiménez).
   • Stemmeoptagelse sunget med den første sætning af den populære sang "Cumpleaños feliz", der forlænger den sidste vokal /i/ i mindst 3 sekunder.

   De parametre, der skal analyseres for at evaluere kvaliteten af ​​stemmen er følgende:

   Talt stemme: Vocal incapacity index, Maksimal fonationstid, Fundamental frekvens af stemmen, Jitter, Shimmer, Harmonics to noise ratio (HNR), Smoothed cepstral peak (CPPS) og Spectrogram ifølge Yanagiharas klassifikation.

   Sung-stemme: Tonehøjde (med hensyn til den tone, der udsendes af et keyboard), CPPS og Singing power ratio (SPR).

6. - Beskrivelse af de audiologiske test: Studiegruppen vil gennemgå tone- og taleaudiometri i frit felt for at opnå objektive værdier af deres CI-præstation. Dette vil blive udført i en dobbeltvægget akustisk isoleret kabine, og forsøgspersonerne vil blive siddende 1 m væk fra højttalerne i 0º azimut. Hvis en patient har bedre hørelse i det ikke-implanterede øre, vil dette øre blive maskeret under testen og dermed eliminere opfattelsen af ​​det "gode øre" og kun vurdere CI-ydelse, og hvis patienten bærer et høreapparat, vil det blive fjernet til testen. Til tonal audiometri vil frekvenserne på 250, 500, 1000, 2000, 4000 og 6000Hz blive evalueret, og til statistiske formål vil PTA4-værdien (gennemsnitlige tærskler ved 500,1000, 2000 og 4000Hz) blive brugt. Taleopfattelse vil blive evalueret med % af disylables både i stille og i støj, uden læbeaflæsning, ved 65dB SPL og med et signal/støjforhold på 10dB SPL under signalet; de indspillede numre af Cardenas og Marrero vil blive brugt.

Procedure for udfyldelse af spørgeskemaerne og udførelse af musik- og stemmetesten *Studiegruppe: Efter at have modtaget information om undersøgelsen, både mundtlig og skriftlig, og underskrevet den informerede samtykkeerklæring, udfylder patienterne MuMu og MuRQoL spørgeskemaerne (voksne) og spørgeskemaet udviklet til forsøgspersoner i alderen 6-17 år med hjælp fra et medlem af forskerholdet (børn vil også blive assisteret af deres forældre eller værger).

Den musikalske test med Meludia-værktøjet, som vi estimerer til at vare cirka 1 time, vil blive gennemført efter at have udfyldt spørgeskemaerne, ellers vil de blive planlagt til en anden dag inden for de følgende 30 dage. Lydindgangen på CI-processoren vil blive forbundet til lydudgangen på den bærbare computer for fuldstændigt at isolere signalet fra ekstern støj. Når alle Meludia-øvelserne er gennemført, vil stemmen blive analyseret med Praat-programmet.

*Kontrolgruppe: Normalhørende patienter vil modtage mundtlig og skriftlig information om undersøgelsen, og efter at have underskrevet det informerede samtykke vil de udfylde MuRQoL-spørgeskemaet, hvis de er over 18 år eller det, der er udviklet til forsøgspersoner mellem 6-17 år. De vil herefter blive vurderet med Meludia-værktøjet og efterfølgende med Praat-programmet.

Både spørgeskemaerne og testen med Meludia-værktøjet vil blive administreret til hver patient individuelt i rolige omgivelser. Hvis de mindste børn ikke formår at gennemføre alle øvelserne i en enkelt session, vil de blive planlagt til de følgende dage, altid inden for de næste 30 dage, med fordel af et af deres rutinetjek.

I lyset af den aktuelle pandemisituation på grund af SARS-COV2 vil der for at minimere den tid, det tager for både undersøgelsesgruppen og kontrollerne at besøge hospitalet, blive oprettet en selvudfyldende version af spørgeskemaerne, så de kan udfyldes online. Vurdering med Meludia kan også udføres eksternt via Webex, Zoom eller Teams; i dette tilfælde ville implanterede patienter få leveret kablet, der forbinder processoren/processorerne til lydudgangen på pc'en til deres hjem. På samme måde som stemmeanalysen, der efter at have sendt den tilsvarende mikrofon til forsøgspersonerne kunne udføres på afstand.

Da studietestene (Meludia musikværktøj, spørgeskemaer og stemmeanalyse) kun testes én gang på hvert emne, er der ikke behov for at følge op på grupperne. Mens alle implanterede får et årligt eftersyn gennem hele deres levetid, forventes ingen ændringer i ydeevnen, medmindre der er en ulykke eller fejl i enheden. Derfor forventes undersøgelsens resultater ikke at ændre sig over tid. Kontrolgruppen består på den anden side af normalt hørende personer med evnen til at udføre testene korrekt, dvs. uden et handicap, der forhindrer dem i at gøre det (f. mental svækkelse), og denne evne bør ikke variere væsentligt over tid. Da der ikke er opfølgning på forsøgspersonerne ("foranstaltningerne" udføres kun én gang i tiden) vil der ikke være nogen tab i undersøgelsen.

Oversættelse af MuRQoL-spørgeskemaet I første omgang vil spørgeskemaet blive oversat fra engelsk til spansk af en passende kvalificeret person. Dette vil blive efterfulgt af oversættelse fra spansk til engelsk (tilbage-oversættelse) af en anden kvalificeret person uden for det kliniske studie. Dette vil sikre, at den spanske version trofast gengiver den originale engelske version.

Statistisk analyse Kvantitative variable vil blive udtrykt som middelværdi, standardafvigelse og interval, og kvalitative variabler vil blive udtrykt som absolutte frekvenser og procenter. Til analyse af resultaterne af MuMu-musikopfattelsestesten før og efter CI, vil Wilcoxon-testen for parrede data blive brugt. For at vurdere indflydelsen af ​​socio-demografiske og kliniske variabler på resultaterne af musikopfattelse efter høreimplantatet, vil der blive foretaget sammenligninger af midler mellem grupper ved hjælp af ikke-parametriske metoder (Kruskall-Wallis for mere end to grupper og Mann-Whitney for to grupper) eller parametriske metoder (ANOVA for mere end to grupper og Students t-test for to grupper), afhængigt af stikprøvestørrelserne, homogeniteten af ​​dataene og tilpasningen til normaliteten af ​​fordelingen. Spearmans korrelationskoefficient vil blive brugt til at analysere sammenhængen mellem verbal diskrimination efter CI og måling af musikopfattelse og nydelse. Alle analyser vil blive udført på et tosidet p<0,05 niveau af statistisk signifikans. Den statistiske pakke SPSS v.24 vil blive brugt til de foreslåede analyser.

Til validering af MuRQoL spørgeskemaet vil metoden fra Rust & Golombok, 2000 blive brugt. Reliabilitet og validitet vil blive taget i betragtning. Reliabilitet vurderes gennem konsistens (vurderet gennem Cronbachs alfa-koefficient), tidsstabilitet (test-retest reliabilitet, beregnet med intraklasse korrelationskoefficienten) og inter-observatør overensstemmelse (analyseret gennem procentdelen af ​​overensstemmelse og Kappa-indekset), og validitet gennem indhold validitet (kvalitative vurderinger, der skal foretages af ekspertforskere), konstruktionsvaliditet (faktoranalyse og multitrait-multimetode-matrix) og kriteriumvaliditet (relation af hvert individs score til en Gold Standard, i dette tilfælde til scores opnået i det originale element [Dritsakis et al., 2017]).

Dritsakis G, van Besouw RM, Kitterick P, Verschuur CA. Et musikrelateret livskvalitetsmål til at vejlede musikrehabilitering for voksne cochlear implantatbrugere. American journal of audiology 2017;26:268-282.

Med hensyn til bestemmelse af stikprøvestørrelse er dette den første undersøgelse med Meludia-musikværktøjet i en børnepopulation, så det er ikke muligt med sikkerhed at vide, hvilken stikprøvestørrelse der skal til for at finde signifikante forskelle mellem undersøgelsesgruppen og kontrolgruppen. Men baseret på en nylig undersøgelse offentliggjort af vores gruppe, hvor der er en implanteret population og deres kontrolkammerater ("matchet" efter køn, alder, uddannelsesniveau...), blev antallet af patienter i undersøgelsesgruppen og 24 kontroller sat til 24 (Mertens G., et al. 2020. Kognitiv forbedring efter cochlear implantation hos ældre voksne med svær eller dyb hørenedsættelse: en prospektiv, langsgående, kontrolleret, multicenterundersøgelse. Øre og hørelse), med 75 % effekt til at detektere en forskel på 14 standardafvigelser (= Cohen's d; Claes, A. J., et al. 2018. Kognitiv præstation af alvorligt hørehæmmede ældre voksne før og efter cochlear implantation: Foreløbige resultater af et prospektivt, longitudinelt kohortestudie ved hjælp af RBANS-H. Otol Neurotol, 39, e765-e773).

Undersøgelsens begrænsninger Det retrospektive design for udvælgelsen af ​​patienter er ikke en hindring, da dataindsamlingen, udfyldelsen af ​​spørgeskemaerne og den musikalske test med Meludia evalueres prospektivt, hvilket giver os mulighed for at kontrollere mulige skævheder relateret til denne type design, som f.eks. som tab af information.

En af de mulige begrænsninger, vi kan støde på, er nogle patienters afvisning af at blive længere end nødvendigt på et hospitalsrum. Det kunne løses ved at tilbyde dem muligheden for at lave øvelserne online, med internetforbindelse derhjemme, og vi kunne guide dem igennem øvelserne.