Analýza hudebních a hlasových dovedností u dětí a dospělých uživatelů kochleárních implantátů

METODOLOGIE

Design Průřezová studie, ve které byli jak implantovaní pacienti, tak kontrolní subjekty bez ztráty sluchu testováni pouze jednou.

Rozsah a předměty studie Před zařazením subjektů do studie bude vyžadován souhlas Etické komise nemocnice Universitario La Paz (HULP).

STUDIJNÍ SKUPINA (skupina s implantací) Dospělí pacienti (≥18 let) s postlingvální ztrátou sluchu a děti (mezi 6 a 17 lety) s prelingvální nebo perilinguální ztrátou sluchu, kteří podstoupili CI před dosažením věku 3 let.

Pacienti, kteří obdrželi CI od roku 2000 do ledna 2023, budou zahrnuti jako potenciální kandidáti na účast. V současné době je v databázi identifikováno 76 subjektů ve věku 6-17 let implantovaných před dosažením věku 3 let a 231 postlingválních dospělých, ke kterým by se měli přidat postlingvální dospělí implantovaní v následujících 2 letech, takže po jednom roce sledování se mohou zúčastnit studie.

Kritéria pro zařazení:

• Minimální věk 6 let.
• Pacienti ve věku 6-17 let musí být implantováni před dosažením věku 3 let (k zajištění adekvátního výkonu CI).
• Minimálně 12 měsíců zkušeností se zařízením
• Indikace: unilaterální (jeden CI), oboustranný (dva CI), bimodální (jeden CI v jednom uchu a sluchadlo ve druhém)
• Alespoň 80 % elektrod aktivních v době hodnocení.
• Plynulost ve španělštině
• Podepsaný a datovaný informovaný souhlas před zahájením jakéhokoli postupu studie.

Kritéria vyloučení:

• Nesplňuje kritéria pro zařazení.
• Prelingvální nebo perilingvní dospělí.
• Postižení vedle sluchového postižení (např. mentální postižení). Rutinní návštěvy v HULP nebo na jejich sezeních CI fitingu budou využity jako příležitost kontaktovat pacienty a navrhnout jejich účast.

KONTROLNÍ SKUPINA Kontrolní skupina bude složena ze subjektů starších 6 let bez sluchového postižení, bez postižení, které jim brání ve vykonání testů, a kteří mají sociodemografické charakteristiky podobné jako u studijní skupiny. Budou zařazeni z ORL oddělení, kam přijdou buď s jiným typem zdravotního stavu než je ztráta sluchu, nebo s doprovodem pacientů. Mohou být také zahrnuti zaměstnanci nemocnice La Paz (nebo rodinní příslušníci), kteří si přejí provést testy. Musí umět plynně španělsky, aby bylo zajištěno, že porozumí studiu a jeho účelu. Aby se potvrdilo, že kontrolní skupina nemá sluchové postižení, podstoupí tonální audiometrii v obou uších, jejichž tonální práh by měl být ≤ 30 dB v konverzačních frekvencích 500, 1000 a 2000 Hz.

Sociodemografické a klinické proměnné Studijní skupina: údaje o příslušnosti (aktuální věk, věk při implantaci, pohlaví, úroveň vzdělání), údaje o ztrátě sluchu (etiologie, doba trvání ztráty sluchu, typ a stupeň ztráty sluchu, nejhorší ucho), údaje o operaci ( typ použitého implantátu a elektrodového pole, úplné nebo neúplné zavedení, boční implantace, datum zákroku), pooperační komplikace. Tyto údaje budou shromažďovány ze zdravotní dokumentace pacientů. Kromě toho budou shromažďovány údaje o přizpůsobení (počet aktivních elektrod, model procesoru) a audiologické testy s CI.

Kontrolní skupina: věk, pohlaví, související patologie, úroveň vzdělání.

Proměnné výsledku

1. Bodování dotazníku kvality života souvisejícího s hudbou (MuRQoL), mnichovského hudebního dotazníku (MuMu) a dotazníku vyvinutého pro subjekty ve věku 6-17 let (viz popis).
2. Validace dotazníku kvality života souvisejícího s hudbou (MuRQoL) u dospělé populace.
3. Skóre získané na úrovni „objevování“ pomocí hudebního nástroje Meludia (viz popis).

4. Parametry pro posouzení kvality hlasu:

   Mluvený hlas: Index vokální neschopnosti, Maximální doba fonace, Základní hlasová frekvence, Jitter, Shimmer, Harmonics to noise ratio (HNR), Smoothed cepstral peak (CPPS) a Spectrogram podle Yanagiharovy klasifikace.

   Zpívaný hlas: Výška tónu (vzhledem k tónu vydávanému klaviaturou), CPPS a poměr síly zpěvu (SPR).

5. Vliv demografických a audiologických faktorů na výsledky dotazníků o vnímání hudby a také na výsledky nástroje Meludia a akustické analýzy implantovaných pacientů a srovnání s normální sluchovou kontrolní skupinou.

Popis měřicích přístrojů

1. - MuMu Questionnaire: Munich Music Questionnaire byl vyvinut speciálně pro populaci dospělých uživatelů CI s postlingvální ztrátou sluchu. Zahrnuje otázky, které se zabývají minulými a současnými činnostmi souvisejícími se zvykem poslouchat hudbu. Použijeme zkrácenou verzi, která obsahuje 9 otázek o hudebních zvyklostech ve vztahu k různým hudebním stylům, různým nástrojům a účasti na hudebních aktivitách v různých obdobích života implantovaných pacientů. Nabízí mnoho možností odpovědí, od formátu „ano nebo ne“ až po hodnotící stupnice a otázky s možností výběru s možností zaškrtnout tolik možností, kolik je potřeba (např. "Jak často posloucháte a/nebo jste poslouchali hudbu" na stupnici 0-10; "Proč posloucháš hudbu", s možnostmi "pro radost", "profesionální důvody", "emoční uspokojení", "relaxovat"). Je přeložen a ověřen ve španělštině (vyvinul S.J. Brockmeier a upravil Ana Fuster. Informace: https://www.medel.com/support/rehab/rehabilitation-downloads).
2. MuRQoL dotazník: Pojem kvality života související s hudbou (MuRQoL) byl původně definován jako vliv poslechových dovedností na kvalitu života pacientů s implantací. Pro práci na tomto konceptu vytvořily skupiny dospělých uživatelů CI otázky, čímž byla zajištěna obsahová validita, lišící se od předchozích studií tím, že uživatelé nebyli zapojeni do počátečního procesu generování otázek. Dotazník MuRQoL se zabývá novými aspekty hudebního zážitku, jako je schopnost slyšet, zda člověk zpívá ve správné výšce. Využívá 5bodovou škálu Likertova typu neboli škálu spokojenosti, která zahrnuje řadu názorů umožňující větší míru specifičnosti než otázka ano/ne. Pět z 18 zahrnutých otázek je novinkou mezi hudebními dotazníky určenými pro dospělé uživatele CI (otázka 4 – „rozpoznáte slova v písničkách?“, 6, 9, 10 a 15 – „posloucháte hudbu na cestách, např. auto?"). To je důležité pro hodnocení hudebních zážitků, které nebyly měřeny předchozími dotazníky. Na druhou stranu je několik otázek podobných jako u jiných dotazníků, např. otázka 18 se odráží i v testu MuMu („Zpíváš, hraješ na hudební nástroj nebo pískáš?“). Dotazník se skládá ze dvou částí se stejnými 18 otázkami, rozdělenými na hudební vnímání a hudební angažovanost. I. část dotazníku se ptá na hudební zážitky, kupř. „Dokážete v hudbě rozlišit různé rytmy? Část II se ptá na důležitost dovedností poslechu hudby, postojů k hudbě a hudebním aktivitám pro příjemce implantátu, např. "Jak důležité je pro vás, abyste byli schopni rozlišovat různé rytmy v hudbě?" Dritsakis G, van Besouw RM, Kitterick P, Verschuur CA. Opatření kvality života související s hudbou, které povede k hudební rehabilitaci pro dospělé uživatele kochleárního implantátu. American journal of audiology 2017;26:268-282.
3. Dotazník pro subjekty ve věku 6-17 let: Po prostudování dosavadní literatury jsme nenašli žádný dotazník vhodný jak jazykově, tak ve formě skóre pro subjekty ve věku 6-17 let. Udělali jsme proto výběr otázek, které již použili jiní autoři a které zahrnují aspekty hudebních zájmů, hudebního profilu, role hudby a činností souvisejících s hudbou [Pacheco et al., 2020; Vannatta-Hall, 2010; Waaramaa et al., 2018] (viz příloha). Pacheco L, Miguel JHS, Gil D. Návrh hudební stimulace pro sluchově postižené děti: kazuistiky. CoDAS 2020;32:e20190139; Vannatta-Hall JE: Hudební výchova ve vzdělávání učitelů v raném dětství: dopad kurzu hudebních metod na vnímanou sebedůvěru a kompetence učitelů ve výuce hudby. University of Illinois v Urbana-Champaign, 2010; Waaramaa T, Kukkonen T, Mykkänen S, Geneid A. Identifikace vokálních emocí dětmi pomocí kochleárních implantátů, vztahy ke kvalitě hlasu a hudební zájmy. Journal of speech, language, and sluch research : JSLHR 2018;61:973-985.
4. Meludia: Hudební nástroj Meludia (www.meludia.com), k dispozici ve španělštině, využívá interaktivní poslechová cvičení hudby s progresivní obtížností pro děti i dospělé. Je založena na naslouchání a reagování. Meludia klade otázky pomocí zvuků a barevných grafických návrhů, které se po pečlivém poslechu (pacienti ovládaní přímo a ti implantovaní přes propojovací kabel, který umožňuje přímý poslech přes audio procesor) vyberou pomocí PC myši kliknutím na tlačítko, které nejlépe odpovídá tomu, co bylo právě slyšet. Hodnotí se různé kategorie: Rytmus (uveďte, kolik úderů je slyšet, od 1 do 8), Melodie (uveďte, zda je slyšená melodie vzestupná nebo sestupná), Hustota (uveďte, kolik zvuků je slyšet současně, jeden nebo několik), Stabilita (uveďte, zda je slyšený zvuk chaotický nebo ne; to znamená, zda dává pocit stability nebo nestability) a Spatialisation (uveďte, zda má druhý tón vyšší nebo nižší výšku než první). Nástroj se skládá ze 4 modulů: Discovery, Intermediate, Advanced a Expert. V této studii budeme zpočátku pracovat s modulem Discovery, který se skládá z 25 cvičení (5 pro každou z 5 výše uvedených kategorií) (viz příloha). Skóre (mezi 1 a 3) se bude sbírat za každé cvičení a také to, zda je každá kategorie dokončena či nikoli. V každém ze cvičení budou povoleny maximálně 4 pokusy. Pokud po 4 pokusech není subjekt schopen získat alespoň 1 skóre, test se v této kategorii zastaví a postoupí do další kategorie. Test začíná kategorií „rytmus“, která je považována za nejsnazší.

5. Akustická analýza hlasu: bude použit program Praat (vyvinutý Paulem Boersmou a Davidem Weeninkem z Amsterdamské univerzity), který je nejrozšířenější v publikacích souvisejících s tématem 6 a jehož hodnoty byly porovnány s jinými ověřenými programy ve španělštině 7.

   Zvukový signál bude sbírán mikrofonem Saramonic International (3,5 mm) a bude pořízen záznam mluveného hlasu podle protokolu Evropské laryngologické společnosti 8:

   • Samohláska /a/ držená alespoň 3 sekundy.
   • Foneticky vyvážený text ("Platero y yo" od Juana Ramóna Jiméneze).
   • Hlasový záznam zpívaný s první frází populární písně "Cumpleaños feliz" prodlužující poslední samohlásku /i/ alespoň na 3 sekundy.

   Parametry, které je třeba analyzovat za účelem vyhodnocení kvality hlasu, jsou následující:

   Mluvený hlas: Index hlasové neschopnosti, Maximální doba fonace, Základní frekvence hlasu, Jitter, Shimmer, Harmonics to noise ratio (HNR), Smoothed cepstral peak (CPPS) a Spectrogram podle Yanagiharovy klasifikace.

   Zpívaný hlas: Výška (vzhledem k tónu vydávanému klaviaturou), CPPS a poměr síly zpěvu (SPR).

6. - Popis audiologických testů: studijní skupina podstoupí tonální a řečovou audiometrii ve volném poli, aby získala objektivní hodnoty výkonu CI. To bude provedeno ve dvoustěnné akusticky izolované kabině a subjekty budou sedět 1 m od reproduktorů v azimutu 0º. Pokud pacient lépe slyší v neimplantovaném uchu, bude toto ucho během testu zamaskováno, čímž se eliminuje vnímání „dobrého ucha“ a hodnotí se pouze výkon CI, a pokud pacient nosí sluchadlo, bude odstraněno na zkoušku. Pro tonální audiometrii budou vyhodnoceny frekvence 250, 500, 1000, 2000, 4000 a 6000 Hz a pro statistické účely bude použita hodnota PTA4 (průměrné prahové hodnoty při 500,1000, 2000 a 4000Hz). Vnímání řeči bude vyhodnoceno s procentem disyslabií jak v tichu, tak v hluku, bez odezírání, při 65dB SPL a s odstupem signálu od šumu 10dB SPL pod signálem; budou použity nahrané stopy Cardenas a Marrero.

Postup vyplnění dotazníků a provedení hudebního a hlasového testu *Studijní skupina: Po obdržení informací o studii, ústních i písemných, a podepsání formuláře informovaného souhlasu pacienti vyplní dotazníky MuMu a MuRQoL (dospělí) a dotazník vytvořený pro subjekty ve věku 6-17 let za pomoci člena výzkumného týmu (dětem budou pomáhat i jejich rodiče nebo opatrovníci).

Hudební test s nástrojem Meludia, který odhadujeme na cca 1 hodinu, proběhne po vyplnění dotazníků, případně budou naplánovány na jiný den během následujících 30 dnů. Zvukový vstup procesoru CI bude připojen k zvukovému výstupu přenosného počítače, aby byl signál zcela izolován od vnějšího šumu. Po dokončení všech cvičení Meludia bude hlas analyzován pomocí programu Praat.

*Kontrolní skupina: normální slyšící pacienti obdrží ústní a písemné informace o studii a po podepsání informovaného souhlasu vyplní dotazník MuRQoL, pokud je jim více než 18 let nebo ten, který byl vyvinutý pro subjekty ve věku 6-17 let. Poté budou posouzeny pomocí nástroje Meludia a následně pomocí programu Praat.

Dotazníky i test s nástrojem Meludia budou administrovány každému pacientovi individuálně v klidném prostředí. Pokud nejmladší děti nestihnou absolvovat všechna cvičení v jednom sezení, budou naplánovány na následující dny, vždy do 30 dnů, s využitím jedné z jejich běžných kontrol.

Vzhledem k současné pandemické situaci v důsledku SARS-COV2, aby se minimalizovala doba, kterou potřebuje studijní skupina i kontrola k návštěvě nemocnice, byla by vytvořena verze dotazníků, která se sama vyplňuje, aby bylo možné je vyplnit. online. Hodnocení pomocí Meludia lze také provádět vzdáleně přes Webex, Zoom nebo Teams; v tomto případě by implantovaným pacientům byl kabel spojující procesor(y) se zvukovým výstupem počítače doručen domů. Stejným způsobem jako hlasová analýza, kterou lze po odeslání odpovídajícího mikrofonu subjektům provádět na dálku.

Vzhledem k tomu, že studijní testy (hudební nástroj Meludia, dotazníky a hlasová analýza) budou u každého předmětu testovány pouze jednou, není třeba skupiny sledovat. I když všichni implantovaní podstupují každoroční kontrolu po celou dobu svého života, neočekávají se žádné změny ve výkonu, pokud nedojde k nehodě nebo selhání zařízení. Neočekává se proto, že by se výsledky studie v průběhu času změnily. Kontrolní skupina je naproti tomu tvořena normálně slyšícími osobami se schopností provádět testy správně, tedy bez postižení, které jim v tom brání (např. mentální postižení) a tato schopnost by se v čase neměla podstatně měnit. Vzhledem k tomu, že neprobíhá žádné sledování subjektů ("opatření" se provádějí pouze jednou za čas), nedojde ve studii k žádným ztrátám.

Překlad dotazníku MuRQoL Dotazník bude nejprve přeložen z angličtiny do španělštiny vhodně kvalifikovanou osobou. Poté bude následovat překlad ze španělštiny do angličtiny (zpětný překlad) jinou kvalifikovanou osobou mimo klinickou studii. Tím zajistíte, že španělská verze bude věrně reprodukovat původní anglickou verzi.

Statistická analýza Kvantitativní proměnné budou vyjádřeny jako průměr, směrodatná odchylka a rozmezí a kvalitativní proměnné jako absolutní četnosti a procenta. Pro analýzu výsledků testu hudební percepce MuMu před a po CI bude použit Wilcoxonův test pro párová data. Pro posouzení vlivu sociodemografických a klinických proměnných na výsledky vnímání hudby po implantaci sluchu bude provedeno srovnání průměrů mezi skupinami pomocí neparametrických metod (Kruskall-Wallis pro více než dvě skupiny a Mann-Whitney pro dvě skupiny). skupiny) nebo parametrické metody (ANOVA pro více než dvě skupiny a Studentův t-test pro dvě skupiny), v závislosti na velikosti vzorku, homogenitě dat a přizpůsobení normalitě rozdělení. Spearmanův korelační koeficient bude použit k analýze vztahu mezi verbální diskriminací po CI a měřením vnímání a požitku z hudby. Všechny analýzy budou provedeny na dvoustranné hladině statistické významnosti p<0,05. Pro navrhované analýzy bude použit statistický balíček SPSS v.24.

Pro validaci dotazníku MuRQoL bude použita metoda Rust & Golombok, 2000. Spolehlivost a validita budou brány v úvahu. Spolehlivost se posuzuje prostřednictvím konzistence (posuzována pomocí Cronbachova alfa koeficientu), časové stability (spolehlivost testu a opakovaného testu, vypočtená s korelačním koeficientem uvnitř třídy) a shody mezi pozorovateli (analyzovaná prostřednictvím procenta shody a indexu Kappa) a platnosti prostřednictvím obsahu validita (kvalitativní hodnocení provádějí expertní výzkumníci), konstruktová validita (faktorová analýza a multitrait-multimethod matice) a kriteriální validita (vztah skóre každého subjektu ke zlatému standardu, v tomto případě ke skóre získaným v původní položce [Dritsakis et al., 2017]).

Dritsakis G, van Besouw RM, Kitterick P, Verschuur CA. Opatření kvality života související s hudbou, které povede k hudební rehabilitaci pro dospělé uživatele kochleárního implantátu. American journal of audiology 2017;26:268-282.

Pokud jde o určení velikosti vzorku, jedná se o první studii s hudebním nástrojem Meludia v dětské populaci, takže není možné s jistotou znát velikost vzorku potřebnou k nalezení významných rozdílů mezi studijní skupinou a kontrolní skupinou. Ale na základě nedávné studie publikované naší skupinou, kde existuje implantovaná populace a jejich kontrolní vrstevníci ("shodní" podle pohlaví, věku, úrovně vzdělání...), byl počet pacientů ve studijní skupině a 24 kontrolách stanoven na 24 (Mertens G. a kol. 2020. Kognitivní zlepšení po kochleární implantaci u starších dospělých s těžkou nebo hlubokou poruchou sluchu: Prospektivní, longitudinální, kontrolovaná, multicentrická studie. Ucho a sluch), se 75% schopností detekovat rozdíl 14 standardních odchylek (= Cohenovo d; Claes, A. J., et al. 2018. Kognitivní výkonnost těžce sluchově postižených starších dospělých před a po kochleární implantaci: Předběžné výsledky prospektivní, longitudinální kohortové studie s použitím RBANS-H. Otol Neurotol, 39, e765-e773).

Omezení studie Retrospektivní design pro výběr pacientů není překážkou, protože sběr dat, vyplňování dotazníků a hudební test s Meludií jsou hodnoceny prospektivně, což nám umožňuje kontrolovat možné zkreslení související s tímto typem designu, např. jako ztráta informací.

Jedním z možných omezení, se kterými se můžeme setkat, je odmítnutí některých pacientů zůstat na nemocničním pokoji déle, než je nutné. To by se dalo vyřešit tím, že bychom jim nabídli možnost dělat cvičení online, s připojením k internetu doma, a my bychom je mohli cvičením provést.