태아수술 인터뷰 연구: 태아수술에 대한 부모의 인식

1. 배경 및 근거 태아 수술은 전 세계적으로 소수의 전문 팀에 의해서만 수행되는 고도의 기술 절차입니다. 태아 수술은 주요 조건에 대한 결과를 개선하지만 태아 및 산모의 위험과 관련된 중요한 절차입니다. 개방 산모-태아 수술은 현재 척수수막류(MMC)가 있는 태아에게 사용됩니다. Fetoscopic 또는 최소 접근 태아 수술은 또한 선천성 횡격막 탈장(CDH)이 있는 태아를 치료하는 데 사용되고 있습니다. 개선된 기구, 이미징, 임상 교육 및 대중 참여를 결합함으로써 태아 치료 및 수술을 위한 안내 기구(GIFT-Surg) 프로젝트는 태아 수술을 보다 안전하고 효율적으로 만드는 도구를 태아 외과의에게 제공하는 것을 목표로 합니다. UZ와 KU Leuven 팀이 이 엔지니어링 프로젝트에 참여합니다.

   MMC 또는 CDH와 같은 선천성 기형을 정확하게 진단한 후 예비 부모는 태어나지 않은 아이의 미래와 관련하여 다양한 불확실성에 직면하며 제공되는 옵션에는 중요한 윤리적 고려가 필요합니다. 연구 중인 상황에서 일부 부모에게는 임신 중절이 출산 전 관리의 대안이 될 수 있습니다. 태아 치료는 좀 더 복잡한 신생아 과정의 가능성을 줄이기 위해 절차를 수행하여 장기 결과를 잠재적으로 개선하지만 양수 누출, 감염 및 가장 중요한 것은 심각한 조산의 위험이 있는 일부 사람들에게 감질나게 하는 세 번째 옵션을 제공합니다. 신생아 사망 및 이환율과 장기적인 결과. 이러한 경쟁 위험의 균형을 맞추는 것은 어려운 일입니다.

   1. 척수수막류 유병률, 발병률, 임상양상 척수수막류(MMC) 또는 척추 갈림증은 신경관의 일부가 닫히지 않을 때 임신 28일 후에 발생하는 선천성 기형입니다. 열린 척추이분증은 유체가 채워진 주머니 덮개가 없는 편평한 결손(myeloschisis) 또는 주머니로 코드가 돌출된 막 덮개(myelomeningocele)로 나타날 수 있습니다. 유병률은 유럽에서 10,000명당 약 4.9명입니다. 척수수막류는 중증이지만 치명적이지 않은 선천성 기형으로 중추신경계에 영향을 미치며 복잡한 신체적 및 신경발달 후유증을 동반합니다. 대부분의 경우 키아리 유형 II 기형(후뇌 탈출증) 및 심실비대증과도 관련이 있습니다.

      치료, 위험 및 (장기적) 결과 최근까지 산전 진단을 받은 부모가 선택할 수 있는 유일한 옵션은 분만 및 산후 수술을 통한 예상 관리 또는 임신 중절이었습니다. 그러나 지난 30년 동안 "두 번 맞음" 가설에 의해 제안된 것처럼 상태가 자궁 내에서 진행된다는 것이 명백해졌습니다. 척수가 자궁 내 환경에 지속적으로 노출되고 뒷뇌의 흡인 구배로 인해 2차 변화가 뒤따르는 신경형성의 초기 배아 부전. 이것은 이러한 자연적 과정을 정지시키거나 역전시키기 위한 태아 개입의 개념으로 이어졌습니다. 양 모델에서 기능적 결과가 개선된 MMC의 성공적인 태아 적용 범위는 1990년대 후반에 처음 설명되었습니다. 이것은 여러 사례 시리즈에서 고무적인 초기 결과와 함께 임상적으로 번역되었으며 결국 무작위 통제 Myelomeningocele 연구(MOMS) 관리로 이어졌습니다. 이 연구는 임신 중기에 층을 이룬 복구가 뇌실복강단락의 필요성을 줄이고 후뇌 탈출의 정도를 개선하며 산후 수술보다 운동 기능을 더 잘 보존한다는 것을 보여주었습니다. 그러나 척추이분증에 대한 태아 수술은 산모와 태아에게 상당한 위험을 수반합니다. 태아는 조산의 위험이 증가하고 패혈증, 심실내 출혈, 호흡곤란 증후군, 괴사성 소장결장염 및 사망을 포함하는 후유증이 발생합니다. 게다가 모성 합병증의 위험이 있으며 신체 흉터는 자궁의 완전성을 손상시킵니다.

   2. 선천성 횡격막 탈장 유병률, 발생률, 임상양상 배아 발달 동안 횡경막의 결함으로 인해 복부 장기가 결함을 통해 흉강으로 탈출하여 폐 성장을 방해하여 기도 및 폐 맥관 구조의 발달 정지를 초래합니다. 선천성 횡격막 탈장(CDH)은 사산 포함 여부에 따라 1/2500~1/5000의 출생에서 발생합니다. 횡격막 결손은 출생 후 교정이 가능하지만 출생 전 기도 및 혈관 발달의 정지는 출생 후 문제의 주요 원인이며 신생아기에 호흡 부전 및 폐고혈압(PHT)을 유발합니다. 전문 센터로의 산전 의뢰, 높은 처리량 및 고급 신생아 관리로 생존율이 향상되었지만 여전히 모든 경우의 20-30%가 사망합니다. 게다가 생존자들은 지속적인 폐 및 영양 이환율을 경험합니다.

      치료, 위험 및 (장기) 결과 예후가 좋지 않은 태아의 경우 풍선을 이용한 태아경 내강 기관 폐쇄(FETO)로 태아 폐 성장을 자극할 수 있습니다. 태아 폐는 양막강으로의 액체의 순 분비물이며 폐는 정상적인 발달에서 작은 양압으로 유지됩니다. 태아 기관 폐색(TO)은 폐액의 배출을 방지하여 배압을 증가시켜 기도 및 혈관의 신장 유도 성장을 촉진합니다. TO는 폐 발육부전이 발생하지 않도록 폐를 보호하기에 충분한 폐 성장을 유발하는 것으로 보입니다. 폐색의 utero 역전은 폐 성숙을 촉진합니다. 실험적으로 풍선을 이용한 기관 폐쇄의 내시경 기술이 개발되었습니다. 2004년에 처음으로 임상에 적용되었으며 Fetoscopic Endoluminal Tracheal Occlusion(FETO)이라고 합니다.

      시술 후의 주요 위험은 37주 전 양막의 자연 분만 전 파열(PPROM)입니다. 분만 시 재태 연령은 논리적으로 CDH 태아의 생존과 이환율의 중요한 예측인자이며 태아 치료를 받는 경우에도 마찬가지입니다.

      메타 분석에서는 FETO가 생존율을 향상시킨다고 제안하지만 절차는 여전히 연구용으로 간주되므로 현재 무작위 통제 임상 시험(www.totaltrial.eu) 내에서 평가되고 있습니다.

   3. 수용성 중재가 효과적이려면 여성과 그 가족이 수용할 수 있어야 합니다. "수용성"은 의료 개입을 제공하거나 받는 사람들이 개입에 대해 예상되거나 경험한 인지 및 정서적 반응을 기반으로 그것이 적절하다고 생각하는 정도를 반영하는 다면적 구성으로 정의할 수 있습니다. 이 정의를 바탕으로 정서적 태도, 부담, 지각된 효과성, 윤리성, 개입 일관성, 기회 비용 및 자기 효능감의 7가지 구성 요소로 구성된 수용 가능성의 이론적 프레임워크가 개발되었습니다. 개입의 성공적인 구현은 수신자와 전달자 모두에게 수용 가능함을 의미합니다. 이 연구는 수신자에 초점을 맞춥니다. 전달자에 대한 수용 가능성 측정은 더 넓은 GIFT-Surg 프로젝트의 다른 측면으로 간주됩니다.

   지각된 경험과 실제 경험의 관계가 다를 수 있으므로 타이밍은 평가에서 중요한 요소입니다. 따라서 수용 가능성은 2~3개의 순간에 평가됩니다: 예상 수용 가능성, 동시 수용 가능성 및 소급 수용 가능성.

2. 시도 목표

   주요 목표: 여성(및 그 파트너)이 MMC 및 CDH에 대한 태아 외과 개입의 수용 가능성을 인식하는 방법을 평가합니다. 참가자들은 태아 수술에 참여하기로 한 결정과 관련하여 자신의 생각, 견해, 감정 및 경험을 공유하도록 요청받을 것입니다.

3. 시험 설계

   이것은 두 가지 태아 상태(MMC 및 CDH)에 대해 Leuven 대학 병원에서 약 48명의 여성/커플을 포함하는 질적 심층 인터뷰 연구이며, 이 48명의 환자에 대한 모든 데이터가 완전합니다. 50%의 예상 탈락률은 치료 옵션(태아 수술, 기대 관리, 종료) 및 조건(MMC 또는 CDH)당 총 4명의 환자가 분석에 사용할 수 있음을 의미합니다.

   모든 부모가 태아 수술을 선택하는 것은 아니므로, 산전 진단을 받은 단독 척추 결함 및 선천성 횡격막 탈장에 대한 의뢰 및 상담 후 환자는 세 그룹으로 분류됩니다. 1. 태아 수술을 선택한 부모, 2. 임신 중절을 선택한 부모 및 3. 부모 기대 관리를 선택합니다. 개입의 수용 가능성을 평가하려면 세 그룹 모두에서 개입의 수용 가능성을 평가하는 것이 중요합니다. 특히 비수용성에 대한 지식이 중요합니다.

4. 시험 개입

   데이터 수집은 대면 인터뷰를 통해 이루어집니다. 인터뷰는 세 가지 시간에 진행됩니다: 이전, 도중(즉, 개입 직후) 및 개입 후. 잠재 수용 가능성은 환자가 먼저 상담 및 평가를 받은 후 개입이 위태로워지기 전에 평가됩니다. 동시 수용성, 수술 후 관찰을 위해 입원한 상태에서 개입 직후 환자를 인터뷰하고 분만 후 3개월 후향적 수용성.

   전향적 및 동시 수용 가능성을 평가하는 인터뷰는 항상 치료 병원 방문과 함께 계획되어 부모가 인터뷰를 위해 일부러 병원에 올 필요가 없으며 네덜란드어 또는 영어로 진행됩니다. 면접은 약 30~60분 정도 진행되며 면접 안내에 따라 진행됩니다. 여성(및 그들의 파트너)은 집중적이고 감정적으로 혼란스러운 과정을 거치기 때문에 인터뷰는 환자의 개인 평가와 의사의 평가를 기반으로 환자가 인터뷰에 참여할 수 있는 경우에만 수행됩니다. 회고적 수용을 위해 참가자의 선호도에 따라 인터뷰는 원격 회의 또는 전화를 통해 진행될 수 있습니다.

   데이터 수집 데이터는 심층 인터뷰를 통해 수집됩니다. 심층 인터뷰는 참가자의 관점과 그들이 처한 상황에 대한 인식을 이해하는 데 사용됩니다. 여기에는 이벤트에 대한 참가자의 해석과 이해가 명시적으로 포함됩니다. 인터뷰 스타일은 '반응형'입니다. 이 스타일은 면접관과 면접관 간의 신뢰 관계 구축의 중요성을 강조합니다. 이것은 조용하고 차분한 환경, 면접관의 감정이입적으로 중립적인 입장, 언어 및 비언어적 의사소통을 사용하여 열린 접근 방식을 만들어 수행됩니다. 정해진 질문 목록은 없지만 수용성 프레임워크의 7가지 구성 요소를 기반으로 탐색을 위한 다양한 주제가 있는 하나의 주요 질문에 기반한 인터뷰 가이드가 있습니다. 인터뷰는 Yeo et al.이 설명한 대로 6단계를 따릅니다. 도착 및 소개: 관계 구축, 상호작용 '주최'(1단계); 연구 소개(목적 및 목표, 기밀성, 자발적, 인터뷰 범위(참가자 통제), 옳고 그름 없음(2단계), 인터뷰 시작: 참조할 맥락적 배경 정보 논의 및 분위기 설정(3단계) ; 면담 중(기록 시작: 주제의 폭과 깊이)(4단계) 면담 종료: 응답자가 아직 논의되지 않은 중요한 사항을 제기할 수 있는 기회와 종료를 사전 통지하고(5단계) 면담 후: 감사와 경험 공유의 가치, 정보 처리 및 사용 방법, 후속 조치 및 추가 회의 일정(6단계)(인터뷰 가이드)을 강조합니다.

   인터뷰는 오디오 레코더로 디지털 방식으로 녹음됩니다. 이후 인터뷰는 전사되고 코딩된 전사는 영어로 번역되어 분석에 사용됩니다. 정확성을 보장하기 위해 네덜란드어로 된 5개의 성적표 샘플에 대해 역번역이 사용됩니다.

5. 표본의 크기

   벨기에에서 의도된 표본 크기는 연구가 완료될 때 MMC의 경우 12명, CDH의 경우 12명입니다. 영국에서 연구자들은 MMC에 10명의 여성과 CDH에 5명의 여성을 포함할 것으로 예상합니다. 이 표본 크기는 임상 이해관계자와의 인터뷰를 통해 결정되었습니다. 질적 연구의 샘플 크기는 일반적으로 작습니다. 분석에서 추가 인터뷰에서 새로운 정보를 얻지 못하는 순간이 있기 때문입니다. 이것을 포화라고도 합니다. 이 연구의 목적은 통계적으로 유의미한 변인을 결정하는 것이 아니라 참여자의 견해와 선호도를 깊이 이해하고 개입의 수용성을 평가하는 것입니다. 정확한 샘플 크기는 채도에 따라 달라집니다.

6. 분석

분석은 순전히 질적입니다. 인터뷰 내용은 연구자가 그대로 옮겨 적는다. 콘텐츠 분석은 질적 소프트웨어 프로그램을 사용하여 수행됩니다. 첫째, 초기 내용과 관심 주제가 식별되는데, 소위 데이터에 익숙해지는 것입니다. 이 첫 번째 단계는 프레임워크의 초기 구성으로 이어집니다. 프레임워크는 응답자의 관점, 감정, 경험 및 인식을 구성할 수 있는 표제를 구성합니다. 프레임워크는 데이터에 레이블을 지정하는 데 사용됩니다. 인용문 또는 텍스트 조각은 서로 다른 주제에 따라 정렬됩니다. 다음 단계는 카테고리 간의 연결을 만들고 수용 가능성의 프레임워크와 관련된 더 넓은 맥락에 배치함으로써 프레임워크를 더욱 개선하는 것입니다. 분석의 품질을 향상시키기 위해 다양한 순간에 심리학 및 정성 분석에 대한 배경 지식을 가진 공저자들 사이에서 중간 분석이 논의될 것입니다. 그 후, 이전에 분석된 모든 성적표를 검토하여 내용이 이 개념과 일치하는지 확인합니다(주제별 분석).