Estudio de entrevista de cirugía fetal: percepciones de los padres sobre la cirugía fetal

1. Antecedentes y justificación La cirugía fetal es un procedimiento altamente técnico llevado a cabo por unos pocos equipos especializados en todo el mundo. La cirugía fetal mejora los resultados para condiciones clave, pero con un riesgo fetal y materno significativo relacionado con el procedimiento. La cirugía materno-fetal abierta se utiliza actualmente en fetos con mielomeningocele (MMC). La cirugía fetal fetoscópica o de acceso mínimo también se utiliza para tratar fetos con hernia diafragmática congénita (HDC). Al combinar instrumentación mejorada, imágenes, capacitación clínica y participación pública, el proyecto Instrumentación guiada para terapia y cirugía fetal (GIFT-Surg) tiene como objetivo proporcionar a los cirujanos fetales herramientas para hacer que la cirugía fetal sea más segura y eficiente. El equipo de UZ y KU Leuven participa en este proyecto de ingeniería.

   Después de un diagnóstico preciso de una malformación congénita como MMC o CDH, los futuros padres enfrentan una variedad de incertidumbres con respecto al futuro de su hijo por nacer, y las opciones proporcionadas requieren importantes consideraciones éticas. En la situación en estudio, la interrupción del embarazo puede ser para algunos padres una opción alternativa al manejo prenatal expectante. La terapia fetal proporciona una tentadora tercera opción para algunos, donde los procedimientos se llevan a cabo para reducir la probabilidad de un curso neonatal más complicado, mejorando potencialmente el resultado a largo plazo, pero con riesgo de fuga de líquido amniótico, infección y, lo que es más importante, parto muy prematuro, asociado con significativa mortalidad y morbilidad neonatal y consecuencias a largo plazo. Equilibrar estos riesgos competitivos es un desafío.

   1. Mielomeningocele Prevalencia, incidencia, presentación clínica El mielomeningocele (MMC) o espina bífida es una anomalía congénita que surge 28 días después de la concepción cuando una parte del tubo neural no se cierra. La espina bífida abierta puede presentarse con un defecto plano sin una cubierta de saco lleno de líquido (mielosquisis) o una cubierta membranosa con extrusión de la médula en el saco (mielomeningocele). Su prevalencia es de aproximadamente 4,9 por 10.000 nacidos vivos en Europa. El mielomeningocele es una anomalía congénita grave, aunque no letal, que afecta al sistema nervioso central, con secuelas físicas y del neurodesarrollo complejas. En la mayoría de los casos también se asocia con la malformación de Chiari tipo II (hernia del cerebro posterior) y ventriculomegalia.

      Terapia, riesgos y resultado (a largo plazo) Hasta hace poco, las únicas opciones disponibles para los padres, una vez realizado el diagnóstico prenatal, eran el manejo expectante con parto y cirugía posnatal, o la interrupción del embarazo. Pero durante los últimos treinta años, se hizo evidente que la condición es progresiva en el útero, como lo sugiere la hipótesis del "dos golpes"; una falla embrionaria inicial en la neurulación seguida de cambios secundarios debido a la exposición continua de la médula espinal al entorno intrauterino y al gradiente de succión en el rombencéfalo. Esto condujo al concepto de intervención fetal para detener o revertir este curso natural. La cobertura fetal exitosa de MMC con un resultado funcional mejorado en el modelo de cordero se describió por primera vez a fines de la década de 1990. Esto se tradujo clínicamente con resultados tempranos alentadores en varias series de casos y, finalmente, condujo al Estudio de Manejo del Mielomeningocele controlado y aleatorizado (MOMS). Este estudio demostró que la reparación en capas a mitad de la gestación reduce la necesidad de derivación ventriculoperitoneal, mejora el grado de hernia del cerebro posterior y preserva la función motora mejor que la cirugía posnatal. Sin embargo, la cirugía fetal para la espina bífida conlleva importantes riesgos para la madre y el feto. El feto tiene un mayor riesgo de parto prematuro y sus secuelas, que incluyen sepsis, hemorragia intraventricular, síndrome de dificultad respiratoria, enterocolitis necrosante y muerte. Además existe el riesgo de complicaciones maternas y la cicatriz corporal compromete la integridad uterina.

   2. Hernia diafragmática congénita Prevalencia, incidencia, presentación clínica Debido a un defecto en el diafragma durante el desarrollo embrionario, los órganos abdominales se hernian a través del defecto hacia la cavidad torácica, lo que interfiere con el crecimiento pulmonar, lo que resulta en una detención del desarrollo tanto de las vías respiratorias como de la vasculatura pulmonar. La hernia diafragmática congénita (HDC) ocurre en 1/2500 a 1/5000 nacimientos, dependiendo de si se incluyen los mortinatos. Aunque el defecto diafragmático es corregible después del nacimiento, la detención prenatal del desarrollo de las vías respiratorias y los vasos es la razón principal de los problemas posnatales, lo que lleva a insuficiencia respiratoria e hipertensión pulmonar (HTP) en el período neonatal. Aunque la derivación prenatal a centros especializados, el alto rendimiento y la atención neonatal avanzada han mejorado la supervivencia, todavía muere entre el 20 y el 30 % de todos los casos. Además, los sobrevivientes experimentan morbilidad pulmonar y nutricional continua.

      Terapia, riesgos y resultado (a largo plazo) En fetos con mal pronóstico, el crecimiento pulmonar fetal puede estimularse mediante oclusión traqueal endoluminal fetoscópica (FETO) con un balón. El pulmón fetal es un secretor neto de líquido en la cavidad amniótica y los pulmones se mantienen a una pequeña presión positiva en el desarrollo normal. La oclusión traqueal fetal (TO) evita la salida de líquido pulmonar, lo que provoca un aumento de la contrapresión y, a su vez, promueve el crecimiento inducido por estiramiento de las vías respiratorias y los vasos. TO parece desencadenar un crecimiento pulmonar suficiente para proteger al pulmón del desarrollo de hipoplasia pulmonar. La reversión de la oclusión en el útero induce la maduración pulmonar. Experimentalmente se desarrolló una técnica endoscópica de oclusión traqueal mediante balón. En 2004, se aplicó clínicamente por primera vez y se denominó oclusión traqueal endoluminal fetoscópica (FETO).

      El principal riesgo tras el procedimiento es la rotura espontánea de membranas antes del trabajo de parto antes de las 37 semanas (PPROM). La edad gestacional al momento del parto lógicamente es un predictor importante de supervivencia y morbilidad en fetos con HDC, también cuando se someten a terapia fetal.

      Un metanálisis sugiere que FETO mejora la supervivencia, pero el procedimiento aún no se considera en investigación y, por lo tanto, actualmente se evalúa dentro de un ensayo clínico controlado aleatorio (www.totaltrial.eu).

   3. Aceptabilidad Para que una intervención sea efectiva, también debe ser aceptable para las mujeres y sus familias. La "aceptabilidad" se puede definir como una construcción multifacética que refleja el grado en que las personas que brindan o reciben una intervención de atención médica la consideran apropiada, según las respuestas cognitivas y emocionales anticipadas o experimentadas a la intervención. A partir de esta definición se ha desarrollado un marco teórico de aceptabilidad que comprende siete componentes: actitud afectiva, carga, efectividad percibida, ética, coherencia de la intervención, costos de oportunidad y autoeficacia. La implementación exitosa de una intervención significa que es aceptable tanto para los destinatarios como para los ejecutores. Este estudio se centra en los destinatarios; la medición de la aceptabilidad para los proveedores se considerará como otras facetas del proyecto GIFT-Surg más amplio.

   El tiempo es un factor importante en la evaluación ya que la relación con las experiencias reales y percibidas puede diferir. Por tanto, la aceptabilidad se evalúa en dos o tres momentos en el tiempo: aceptabilidad prospectiva, aceptabilidad concurrente y aceptabilidad retrospectiva.

2. Objetivos del ensayo

   Objetivo primario: evaluar cómo las mujeres (y sus parejas) perciben la aceptabilidad de una intervención quirúrgica fetal para MMC y HDC. Se les pedirá a los participantes que compartan sus pensamientos, puntos de vista, sentimientos y experiencias con respecto a la decisión de participar en una cirugía fetal.

3. Diseño de prueba

   Este es un estudio cualitativo de entrevistas en profundidad, para incluir aproximadamente 48 mujeres/parejas en el University Hospital Leuven por dos condiciones fetales (MMC y CDH), dado que todos los datos sobre estos 48 pacientes están completos. Una tasa de abandono estimada del 50% significa que en total 4 pacientes por opción de tratamiento (cirugía fetal, manejo expectante, terminación) y por condición (MMC o CDH) estarán disponibles para el análisis.

   Como no todos los padres optan por la cirugía fetal, después de la remisión y el asesoramiento para defectos espinales aislados diagnosticados prenatalmente y hernia diafragmática congénita, los pacientes se dividen en tres grupos: 1. Padres que optan por la cirugía fetal, 2. Padres que optan por la interrupción del embarazo y 3. Padres optando por el manejo expectante. Para evaluar la aceptabilidad de la intervención, es valioso evaluar la aceptabilidad de la intervención en los tres grupos. En particular, el conocimiento de la no aceptabilidad importante.

4. Intervención de prueba

   La recolección de datos se llevará a cabo mediante la ejecución de entrevistas cara a cara. Las entrevistas se realizarán en tres momentos en el tiempo: antes, durante (i.e. poco después de la intervención) y después de la intervención. La aceptabilidad prospectiva se evaluará después de que los pacientes hayan sido asesorados y evaluados por primera vez, pero antes de la intervención en cuestión. Aceptabilidad concurrente, las pacientes serán entrevistadas poco tiempo después de la intervención mientras aún estén ingresadas para observación posquirúrgica, y aceptabilidad retrospectiva tres meses después del parto.

   Las entrevistas que evalúan la aceptabilidad prospectiva y concurrente siempre se planificarán junto con las visitas al hospital de tratamiento para que los padres nunca tengan que ir al hospital a propósito para una entrevista, y se llevarán a cabo en holandés o inglés. Se espera que las entrevistas duren aproximadamente entre 30 y 60 minutos y seguirán una guía de entrevistas. Como se reconoce que las mujeres (y sus parejas) atraviesan un proceso intenso y emocionalmente perturbador, las entrevistas solo se realizarán si la paciente es capaz de participar en una entrevista, según la evaluación personal de la paciente y la evaluación de su médico. Para la aceptabilidad retrospectiva, según la preferencia del participante, la entrevista puede realizarse por teleconferencia o por teléfono.

   Recopilación de datos Los datos se recopilan mediante el uso de entrevistas en profundidad. Las entrevistas en profundidad se utilizan para comprender las perspectivas y percepciones de los participantes sobre una situación en la que se encuentran. Incluye explícitamente la interpretación y comprensión de un evento por parte de los participantes. El estilo de entrevista será 'receptivo'; este estilo enfatiza la importancia de construir una relación de confianza entre entrevistador y entrevistado. Esto se logra creando un ambiente tranquilo y calmado, una posición empáticamente neutral del entrevistador y un enfoque abierto mediante el uso de comunicación verbal y no verbal. No habrá una lista fija de preguntas, sino una guía de entrevista basada en una pregunta principal, con diferentes temas para sondear, basados ​​en los siete componentes del marco de aceptabilidad. La entrevista seguirá las seis etapas descritas por Yeo et al.: llegada e introducción: establecer una buena relación, 'anfitrión' de la interacción (etapa 1); Introducción de la investigación (propósitos y objetivos, confidencialidad, voluntariado, alcance de la entrevista (participante en control), sin respuestas correctas o incorrectas (etapa 2); comienzo de la entrevista: discuta la información de antecedentes contextuales como referencia y establezca el tono (etapa 3) ; durante la entrevista (inicio de registro: amplitud y profundidad del tema)(etapa 4); finalización de la entrevista: notificación previa del final y oportunidad para que el entrevistado plantee cualquier cosa importante aún no discutida (etapa 5); y después de la entrevista: agradecimiento y enfatizar el valor de compartir su experiencia, cómo se trata y utiliza la información, seguimiento y otras reuniones que se programarán (etapa 6) (guía de entrevista).

   Las entrevistas serán grabadas digitalmente con una grabadora de audio. Posteriormente, las entrevistas se transcribirán y las transcripciones codificadas se traducirán al inglés y se utilizarán para el análisis. Se utilizará retrotraducción para una muestra de 5 transcripciones en holandés para garantizar la precisión.

5. Tamaño de la muestra

   El tamaño de muestra previsto en Bélgica es de 12 mujeres para MMC y 12 para CDH al finalizar el estudio; en el Reino Unido, los investigadores esperan incluir 10 mujeres para MMC y 5 para CDH. Este tamaño de muestra se ha determinado a partir de entrevistas con interesados ​​clínicos. El tamaño de la muestra en la investigación cualitativa suele ser pequeño, ya que en el análisis habrá un momento en el que no se obtenga nueva información de entrevistas adicionales. Esto también se llama saturación. El objetivo de esta investigación no es determinar variables discriminatorias estadísticamente significativas, sino obtener una comprensión profunda de las opiniones y preferencias de los participantes, y evaluar la aceptabilidad de la intervención. El tamaño exacto de la muestra dependerá de la saturación

6. Análisis

El análisis es puramente cualitativo. Las entrevistas serán transcritas textualmente por el investigador. Los análisis de contenido se realizarán utilizando el programa de software cualitativo. En primer lugar, se identifican contenidos iniciales y temas de interés, la denominada familiarización con los datos. Este primer paso es seguido por la construcción inicial de un marco. El marco construye los encabezados bajo los cuales se pueden organizar las opiniones, sentimientos, experiencias y percepciones de los encuestados. El marco se usa para etiquetar los datos: las citas o fragmentos de texto se ordenan de acuerdo con los diferentes temas que encajan. El próximo paso será un mayor refinamiento del marco haciendo conexiones entre categorías y ubicándolas en un contexto más amplio relacionado con el marco de aceptabilidad. Para mejorar la calidad del análisis, en varios momentos se discutirán análisis intermedios entre coautores con experiencia en psicología y análisis cualitativo. Posteriormente, se revisarán todas las transcripciones previamente analizadas para verificar que el contenido sea consistente con este concepto (análisis temático).