Wywiad z chirurgią płodu: Postrzeganie chirurgii płodu przez rodziców

1. Tło i uzasadnienie Chirurgia płodu to wysoce techniczna procedura wykonywana tylko przez kilka wyspecjalizowanych zespołów na całym świecie. Chirurgia płodu poprawia wyniki w kluczowych stanach, ale wiąże się ze znacznym ryzykiem dla płodu i matki związanym z zabiegiem. Otwarta operacja matczyno-płodowa jest obecnie stosowana u płodów z przepukliną oponowo-rdzeniową (MMC). Fetoskopowa lub minimalna chirurgia płodu jest również stosowana w leczeniu płodów z wrodzoną przepukliną przeponową (CDH). Łącząc udoskonalone instrumenty, obrazowanie, szkolenie kliniczne i zaangażowanie społeczne, projekt Guided Instrumentation for Fetal Therapy and Surgery (GIFT-Surg) ma na celu zapewnienie chirurgom zajmującym się płodem narzędzi, dzięki którym chirurgia płodu będzie bezpieczniejsza i bardziej wydajna. Zespół UZ i KU Leuven bierze udział w tym projekcie inżynieryjnym.

   Po dokładnym rozpoznaniu wrodzonej wady rozwojowej, takiej jak MMC lub CDH, przyszli rodzice stają w obliczu szeregu niepewności dotyczących przyszłości ich nienarodzonego dziecka, a oferowane opcje wymagają poważnych względów etycznych. W badanej sytuacji przerwanie ciąży może być dla niektórych rodziców alternatywą dla postępowania prenatalnego w ciąży. Terapia płodu stanowi dla niektórych kuszącą trzecią opcję, w ramach której podejmuje się procedury mające na celu zmniejszenie prawdopodobieństwa bardziej skomplikowanego przebiegu noworodka, potencjalnie poprawiając długoterminowe wyniki, ale z ryzykiem wycieku płynu owodniowego, infekcji i, co najważniejsze, bardzo przedwczesnego porodu, związanego ze znacznymi śmiertelność i zachorowalność noworodków oraz długoterminowe konsekwencje. Równoważenie tych konkurujących ze sobą zagrożeń jest wyzwaniem.

   1. Przepuklina oponowo-rdzeniowa Częstość występowania, zapadalność, obraz kliniczny Przepuklina oponowo-rdzeniowa (MMC) lub rozszczep kręgosłupa jest wrodzoną wadą, która pojawia się 28 dni po zapłodnieniu, gdy część cewy nerwowej nie zamyka się. Otwarty rozszczep kręgosłupa może objawiać się płaskim defektem bez wypełnionego płynem pokrycia worka (myeloschisis) lub błoniastym pokryciem z wytłoczeniem rdzenia do worka (przepuklina oponowo-rdzeniowa). Częstość jej występowania w Europie wynosi około 4,9 na 10 000 żywych urodzeń. Przepuklina oponowo-rdzeniowa to ciężka, ale nieśmiercionośna wrodzona wada ośrodkowego układu nerwowego, ze złożonymi następstwami fizycznymi i neurorozwojowymi. W większości przypadków jest to również związane z malformacją Chiari typu II (przepuklina tyłomózgowia) i ventriculomegalią.

      Terapia, ryzyko i (długoterminowe) wyniki Do niedawna jedynymi opcjami dostępnymi dla rodziców po postawieniu diagnozy w okresie prenatalnym były postępowanie wyczekujące z porodem i operacją poporodową lub przerwanie ciąży. Ale w ciągu ostatnich trzydziestu lat stało się oczywiste, że stan ten postępuje w macicy, jak sugeruje hipoteza „dwóch trafień”; początkowa niewydolność zarodka w neurulacji, po której następują wtórne zmiany spowodowane ciągłą ekspozycją rdzenia kręgowego na środowisko wewnątrzmaciczne i gradient ssania na tyłomózgowiu. Doprowadziło to do koncepcji interwencji płodu w celu zatrzymania lub odwrócenia tego naturalnego biegu. Udane pokrycie płodu MMC z poprawą wyników czynnościowych w modelu jagnięcia zostało po raz pierwszy opisane pod koniec lat 90. Zostało to przełożone klinicznie z zachęcającymi wczesnymi wynikami w kilku seriach przypadków i ostatecznie doprowadziło do randomizowanego, kontrolowanego badania zarządzania przepukliną oponowo-rdzeniową (MOMS). Badanie to wykazało, że warstwowa naprawa w połowie ciąży zmniejsza potrzebę przetoki komorowo-otrzewnowej, poprawia stopień przepukliny tyłomózgowia i lepiej zachowuje funkcje motoryczne niż operacja poporodowa. Jednak operacja płodu w przypadku rozszczepu kręgosłupa wiąże się ze znacznym ryzykiem dla matki i płodu. Płód jest narażony na zwiększone ryzyko przedwczesnego porodu i jego następstw, w tym posocznicy, krwotoku dokomorowego, zespołu niewydolności oddechowej, martwiczego zapalenia jelit i śmierci. Poza tym istnieje ryzyko powikłań matczynych, a blizna cielesna zagraża integralności macicy.

   2. Wrodzona przepuklina przeponowa Rozpowszechnienie, częstość występowania, obraz kliniczny Z powodu wady przepony w okresie rozwoju embrionalnego narządy jamy brzusznej przepuklinują się przez ubytek do jamy klatki piersiowej, zaburzając wzrost płuc, co skutkuje zatrzymaniem rozwoju zarówno dróg oddechowych, jak i układu naczyniowego płuc. Wrodzona przepuklina przeponowa (CDH) występuje z częstością od 1/2500 do 1/5000 urodzeń, w zależności od uwzględnienia martwych urodzeń. Chociaż wada przepony jest uleczalna po urodzeniu, prenatalne zatrzymanie rozwoju dróg oddechowych i naczyń jest główną przyczyną problemów poporodowych, prowadzących do niewydolności oddechowej i nadciśnienia płucnego (PHT) w okresie noworodkowym. Chociaż skierowanie prenatalne do specjalistycznych ośrodków, wysoka przepustowość i zaawansowana opieka neonatologiczna poprawiły przeżywalność, nadal 20-30% wszystkich przypadków umiera. Poza tym osoby, które przeżyły, doświadczają ciągłych chorób płucnych i żywieniowych.

      Terapia, ryzyko i (długoterminowe) wyniki U płodów o złym rokowaniu wzrost płuc płodu można stymulować przez fetoskopową okluzję wewnątrznaczyniową tchawicy (FETO) za pomocą balonika. Płuco płodu jest wydzielaczem netto płynu do jamy owodniowej, a płuca są utrzymywane pod niskim ciśnieniem dodatnim podczas normalnego rozwoju. Okluzja tchawicy płodu (TO) zapobiega wydostawaniu się płynu płucnego, co prowadzi do zwiększonego ciśnienia wstecznego, co z kolei sprzyja rozrostowi dróg oddechowych i naczyń wywołanemu rozciąganiem. Wydaje się, że TO wyzwala wystarczający wzrost płuc, aby chronić płuca przed rozwojem hipoplazji płuc. W macicy odwrócenie okluzji powoduje dojrzewanie płuc. Eksperymentalnie opracowano endoskopową technikę zamykania tchawicy za pomocą balonika. W 2004 roku po raz pierwszy zastosowano ją klinicznie i nazwano ją fetoskopową endluminalną okluzją tchawicy (FETO).

      Głównym ryzykiem po zabiegu jest samoistne przedporodowe pęknięcie błon płodowych przed 37 tygodniem ciąży (PPROM). Logicznie rzecz biorąc, wiek ciążowy w momencie porodu jest ważnym predyktorem przeżycia i zachorowalności u płodów z CDH, również w trakcie terapii płodowej.

      Metaanaliza sugeruje, że FETO poprawia przeżywalność, ale procedurę należy nadal uważać za eksperymentalną i dlatego jest ona obecnie oceniana w ramach randomizowanego, kontrolowanego badania klinicznego (www.totaltrial.eu).

   3. Akceptowalność Aby interwencja była skuteczna, musi być również akceptowalna dla kobiet i ich rodzin. „Akceptowalność” można zdefiniować jako wieloaspektowy konstrukt, który odzwierciedla stopień, w jakim osoby realizujące lub otrzymujące interwencję zdrowotną uważają ją za odpowiednią, w oparciu o przewidywane lub doświadczone poznawcze i emocjonalne reakcje na interwencję. Na podstawie tej definicji opracowano teoretyczne ramy akceptowalności obejmujące siedem komponentów: postawę afektywną, obciążenie, postrzeganą skuteczność, etyczność, spójność interwencji, koszty alternatywne i poczucie własnej skuteczności. Pomyślne wdrożenie interwencji oznacza, że ​​jest ona akceptowalna zarówno dla odbiorców, jak i realizatorów. Niniejsze badanie koncentruje się na odbiorcach; pomiar akceptowalności dla dostawców zostanie rozważony jako inne aspekty szerszego projektu GIFT-Surg.

   Czas jest ważnym czynnikiem w ocenie, ponieważ stosunek do postrzeganych i rzeczywistych doświadczeń może się różnić. Akceptowalność jest zatem oceniana w dwóch lub trzech momentach w czasie: akceptacja prospektywna, akceptowalność współbieżna i akceptacja retrospektywna.

2. Cele próby

   Cel główny: ocena, jak kobiety (i ich partnerzy) postrzegają dopuszczalność interwencji chirurgicznej płodu w przypadku MMC i CDH. Uczestnicy zostaną poproszeni o podzielenie się przemyśleniami, poglądami, odczuciami i doświadczeniami związanymi z decyzją o uczestnictwie w operacji płodu.

3. Projekt próbny

   Jest to pogłębione badanie jakościowe, obejmujące około 48 kobiet/par ze Szpitala Uniwersyteckiego w Leuven z powodu dwóch chorób płodu (MMC i CDH), biorąc pod uwagę, że wszystkie dane dotyczące tych 48 pacjentów są kompletne. Szacunkowy wskaźnik rezygnacji wynoszący 50% oznacza, że ​​łącznie 4 pacjentów na każdą opcję leczenia (operacja płodu, postępowanie wyczekujące, przerwanie ciąży) i na stan (MMC lub CDH) będzie dostępnych do analizy.

   Ponieważ nie wszyscy rodzice decydują się na operację płodu, po skierowaniu i poradnictwie z powodu prenatalnie zdiagnozowanych izolowanych wad kręgosłupa i wrodzonej przepukliny przeponowej, pacjenci dzielą się na trzy grupy: 1. Rodzice decydujący się na operację płodu, 2. Rodzice decydujący się na przerwanie ciąży oraz 3. Rodzice decydujący się na operację płodu wybierając zarządzanie wyczekujące. Dla oceny dopuszczalności interwencji warto ocenić akceptowalność interwencji we wszystkich trzech grupach. W szczególności ważna jest wiedza o niedopuszczalności.

4. Interwencja próbna

   Zbieranie danych odbywać się będzie poprzez przeprowadzanie wywiadów bezpośrednich. Wywiady będą odbywać się w trzech momentach: przed, w trakcie (tj. krótko po interwencji) i po interwencji. Przyszła akceptowalność zostanie oceniona po udzieleniu pacjentom pierwszej porady i ocenie, ale przed interwencją, o którą chodzi. Jednoczesna akceptacja, wywiady z pacjentami zostaną przeprowadzone wkrótce po interwencji, podczas gdy nadal będą przyjmowane na obserwację pooperacyjną, oraz retrospektywna akceptacja trzy miesiące po porodzie.

   Rozmowy oceniające prospektywną i jednoczesną akceptację będą zawsze planowane podczas wizyt w szpitalu terapeutycznym, tak aby rodzice nigdy nie musieli celowo przychodzić do szpitala na wywiad i będą prowadzone w języku niderlandzkim lub angielskim. Oczekuje się, że wywiady potrwają około 30-60 minut i będą przebiegać zgodnie z przewodnikiem dotyczącym wywiadów. Ponieważ wiadomo, że kobiety (i ich partnerzy) przechodzą przez intensywny i emocjonalnie niepokojący proces, wywiady będą przeprowadzane tylko wtedy, gdy pacjent będzie w stanie uczestniczyć w wywiadzie, w oparciu o osobistą ocenę pacjenta oraz ocenę lekarza. Dla dopuszczalności retrospektywnej, w zależności od preferencji uczestnika, wywiad może odbyć się w formie telekonferencji lub telefonu.

   Gromadzenie danych Dane zbierane są za pomocą wywiadów pogłębionych. Wywiady pogłębione służą do zrozumienia perspektywy uczestnika i postrzegania sytuacji, w której się znajduje. Wyraźnie obejmuje interpretację i zrozumienie wydarzenia przez uczestników. Styl rozmowy kwalifikacyjnej będzie „responsywny”; ten styl kładzie nacisk na znaczenie budowania relacji zaufania między ankieterem a rozmówcą. Odbywa się to poprzez stworzenie cichego i spokojnego środowiska, empatycznie neutralną postawę ankietera oraz otwarte podejście poprzez wykorzystanie komunikacji werbalnej i niewerbalnej. Nie będzie ustalonej listy pytań, ale przewodnik wywiadu oparty na jednym głównym pytaniu, z różnymi tematami do sondowania, oparty na siedmiu elementach ram akceptowalności. Wywiad będzie składał się z sześciu etapów opisanych przez Yeo i in.: przybycie i wprowadzenie: nawiązanie kontaktu, „gospodarz” interakcji (etap 1); wprowadzenie do badania (cele i zadania, poufność, dobrowolność, zakres wywiadu (uczestnik kontrolujący), brak dobrych i złych odpowiedzi (etap 2); początek wywiadu: omówienie informacji kontekstowych w celach informacyjnych i nadanie tonu (etap 3) ; w trakcie wywiadu (rozpoczęcie nagrywania: szerokość i głębia tematu) (etap 4); zakończenie wywiadu: uprzedzenie o zakończeniu i umożliwienie respondentowi poruszenia kwestii ważnych, o których jeszcze nie rozmawiano (etap 5); a po wywiadzie: podziękowanie i kładą nacisk na wartość dzielenia się swoimi doświadczeniami, sposób, w jaki informacje są traktowane i wykorzystywane, kontynuacja i planowanie dalszych spotkań (etap 6) (przewodnik do wywiadu).

   Wywiady będą rejestrowane cyfrowo za pomocą dyktafonu. Następnie wywiady zostaną poddane transkrypcji, a zakodowane transkrypcje zostaną przetłumaczone na język angielski i wykorzystane do analizy. Tłumaczenie zwrotne zostanie użyte dla próbki 5 transkryptów w języku niderlandzkim, aby zapewnić dokładność.

5. Wielkość próbki

   Planowana wielkość próby w Belgii to 12 kobiet dla MMC i 12 dla CDH po zakończeniu badania; w Wielkiej Brytanii śledczy spodziewają się 10 kobiet dla MMC i 5 dla CDH. Ta wielkość próby została określona na podstawie wywiadów z interesariuszami klinicznymi. Liczebność próby w badaniach jakościowych jest zwykle niewielka, ponieważ w analizie nastąpi w pewnym momencie moment, w którym nie uzyska się żadnych nowych informacji z dodatkowych wywiadów. Nazywa się to również nasyceniem. Celem tego badania nie jest określenie statystycznie istotnych zmiennych dyskryminacyjnych, ale dogłębne poznanie poglądów i preferencji uczestników oraz ocena dopuszczalności interwencji. Dokładna wielkość próbki będzie zależała od nasycenia

6. Analiza

Analiza ma charakter czysto jakościowy. Wywiady zostaną spisane dosłownie przez badacza. Analizy treści zostaną przeprowadzone przy użyciu oprogramowania jakościowego. Najpierw identyfikuje się wstępną treść i tematykę zainteresowania, tzw. zapoznanie się z danymi. Po tym pierwszym kroku następuje początkowa konstrukcja struktury. Ramy konstruują nagłówki, pod którymi można uporządkować poglądy, uczucia, doświadczenia i spostrzeżenia respondenta. Ramy są następnie używane do etykietowania danych: cytaty lub fragmenty tekstu są uporządkowane według różnych tematów, aby się zmieściły. Kolejnym krokiem będzie dalsze udoskonalenie ram poprzez tworzenie powiązań między kategoriami i umieszczanie ich w szerszym kontekście związanym z ramami akceptowalności. Aby poprawić jakość analizy, w różnych momentach analizy pośrednie będą omawiane przez współautorów z doświadczeniem w psychologii i analizie jakościowej. Następnie wszystkie przeanalizowane wcześniej stenogramy zostaną sprawdzone pod kątem zgodności treści z tą koncepcją (analiza tematyczna).