Føtal kirurgi interviewundersøgelse: forældrenes opfattelse af føtal kirurgi

1. Baggrund og begrundelse Fosterkirurgi er en yderst teknisk procedure udført af kun få specialiserede teams rundt om i verden. Fosterkirurgi forbedrer resultaterne for nøgletilstande, men med betydelig procedurerelateret føtal og maternel risiko. Åben moder-føtal kirurgi anvendes i øjeblikket på fostre med myelomeningocele (MMC). Føtoskopisk eller minimal adgang føtal kirurgi bliver også brugt til at behandle fostre med medfødt diafragmabrok (CDH). Ved at kombinere forbedret instrumentering, billeddannelse, klinisk træning og offentligt engagement har projektet Guided Instrumentation for Fetal Therapy and Surgery (GIFT-Surg) til formål at give fosterkirurger værktøjer til at gøre fosterkirurgi sikrere og mere effektiv. UZ og KU Leuven-teamet deltager i dette ingeniørprojekt.

   Efter præcis diagnosticering af en medfødt misdannelse såsom MMC eller CDH, står kommende forældre over for en række usikkerhedsmomenter med hensyn til fremtiden for deres ufødte barn, og de tilbudte muligheder kræver store etiske overvejelser. I den situation, der er undersøgt, kan afbrydelse af graviditeten for nogle forældre være en alternativ mulighed til den forventede prænatal behandling. Fosterterapi giver en fristende tredje mulighed for nogle, hvor procedurer udføres for at reducere sandsynligheden for et mere kompliceret neonatalt forløb, hvilket potentielt forbedrer langsigtet resultat, men med risiko for fostervandslækage, infektion og vigtigst af alt meget tidlig fødsel, forbundet med betydelig neonatal dødelighed og sygelighed og langsigtede konsekvenser. At balancere disse konkurrerende risici er udfordrende.

   1. Myelomeningocele Prævalens, forekomst, klinisk præsentation Myelomeningocele (MMC) eller spina bifida er en medfødt abnormitet, der opstår 28 dage efter undfangelsen, når en del af neuralrøret ikke lukker. Åben rygmarvsbrok kan præsenteres enten med en flad defekt uden væskefyldt sækbelægning (myeloschisis) eller membranbelægning med ekstrudering af snoren ind i sækken (myelomeningocele). Dens udbredelse er cirka 4,9 pr. 10.000 levendefødte i Europa. Myelomeningocele er en alvorlig, men ikke-dødelig medfødt abnormitet, der påvirker centralnervesystemet, med komplekse fysiske og neuroudviklingsmæssige følgesygdomme. I de fleste tilfælde er det også forbundet med Chiari Type II misdannelse (baghjerneprolaps) og ventrikulomegali.

      Terapi, risici og (langsigtet) resultat Indtil for nylig var de eneste muligheder, der var til rådighed for forældre, når først en diagnose blev stillet prænatalt, forventningsfuld behandling med fødslen og postnatal operation eller en graviditetsafbrydelse. Men i løbet af de sidste tredive år blev det tydeligt, at tilstanden er progressiv in utero, som det antydes af "to-hit"-hypotesen; et indledende embryonalt svigt i neurulation efterfulgt af sekundære ændringer på grund af kontinuerlig eksponering af rygmarven til det intrauterine miljø og sugegradienten på baghjernen. Dette førte til konceptet om fosterintervention for at standse eller vende dette naturlige forløb. Succesfuld føtal dækning af MMC med forbedret funktionelt resultat i lammemodellen blev først beskrevet i slutningen af ​​1990'erne. Dette blev oversat klinisk med opmuntrende tidlige resultater i flere case-serier og førte til sidst til den randomiserede kontrollerede Management of Myelomeningocele Study (MOMS). Denne undersøgelse viste, at mellem-gestational lagdelt reparation reducerer behovet for ventrikuloperitoneal shunting, forbedrer graden af ​​baghjerneprolaps og bevarer motorisk funktion bedre end postnatal kirurgi. Fosterkirurgi for rygmarvsbrok kommer dog med betydelige mødre- og føtale risici. Fosteret har øget risiko for for tidlig fødsel og følgevirkninger heraf, herunder sepsis, intraventrikulær blødning, respiratory distress syndrome, nekrotiserende enterocolitis og død. Desuden er der risiko for maternelle komplikationer, og det kropslige ar kompromitterer livmoderens integritet.

   2. Medfødt diafragmabrok Udbredelse, forekomst, klinisk præsentation På grund af en defekt i mellemgulvet under embryonal udvikling, hernierer abdominale organer gennem defekten ind i thoraxhulen, hvilket interfererer med lungevæksten, hvilket resulterer i udviklingsstop af både luftveje og pulmonal kar. Medfødt diafragmabrok (CDH) forekommer i 1/2500 til 1/5000 fødsler, afhængig af om dødfødsler er inkluderet. Selvom den diafragmatiske defekt kan korrigeres efter fødslen, er den prænatale standsning af luftvejs- og karudvikling hovedårsagen til postnatale problemer, hvilket fører til respirationssvigt og pulmonal hypertension (PHT) i den neonatale periode. Selvom prænatal henvisning til specialcentre, høj gennemstrømning og avanceret neonatal pleje har forbedret overlevelsen, dør stadig 20-30 % af alle tilfælde. Desuden oplever overlevende vedvarende lunge- og ernæringssygdomme.

      Terapi, risici og (langsigtet) resultat Hos fostre med dårlig prognose kan føtal lungevækst stimuleres ved føtoskopisk endoluminal tracheal okklusion (FETO) med en ballon. Fosterlungen er en nettosekretor af væske ind i fosterhulen, og lungerne holdes på et lille positivt tryk i normal udvikling. Føtal trakeal okklusion (TO) forhindrer udstrømning af lungevæske, hvilket fører til øget modtryk, hvilket igen fremmer stræk-induceret vækst af luftveje og kar. TO ser ud til at udløse tilstrækkelig lungevækst til at beskytte lungen mod at udvikle pulmonal hypoplasi. In utero reversering af okklusionen giver anledning til pulmonal modning. Eksperimentelt blev en endoskopisk teknik til tracheal okklusion under anvendelse af en ballon udviklet. I 2004 blev det første gang anvendt klinisk og omtalt som Fetoscopic Endoluminal Tracheal Oklusion (FETO).

      Den største risiko efter proceduren er spontan brud på membraner før 37 uger (PPROM). Gestationsalder ved fødslen er logisk set en vigtig forudsigelse for overlevelse og morbiditet hos CDH-fostre, også når de gennemgår fosterterapi.

      En meta-analyse tyder på, at FETO forbedrer overlevelsen, men proceduren skal stadig betragtes som undersøgelse og evalueres derfor i øjeblikket i et randomiseret kontrolleret klinisk forsøg (www.totaltrial.eu).

   3. Acceptabilitet For at en intervention skal være effektiv, skal den også være acceptabel for kvinder og deres familier. "Acceptabilitet" kan defineres som en mangesidet konstruktion, der afspejler i hvilken grad personer, der leverer eller modtager en sundhedsindsats, anser den for at være passende, baseret på forventede eller oplevede kognitive og følelsesmæssige reaktioner på interventionen. Baseret på denne definition er der udviklet en teoretisk ramme for accept, der omfatter syv komponenter: affektiv holdning, byrde, opfattet effektivitet, etik, interventionssammenhæng, alternativomkostninger og selveffektivitet. Succesfuld implementering af en intervention betyder, at den er acceptabel for både modtagere og leverancer. Denne undersøgelse fokuserer på modtagerne; måling af accept for leverandører vil blive betragtet som andre facetter af det bredere GIFT-Surg-projekt.

   Timing er en vigtig faktor i vurderingen, da forholdet til opfattede og faktiske oplevelser kan være forskelligt. Acceptabilitet vurderes derfor på to eller tre tidspunkter: prospektiv accept, samtidig accept og retrospektiv accept.

2. Forsøgsmål

   Primært mål: at vurdere, hvordan kvinder (og deres partnere) opfatter acceptablen af ​​et føtalt kirurgisk indgreb for MMC og CDH. Deltagerne vil blive bedt om at dele deres tanker, synspunkter, følelser og erfaringer med hensyn til beslutningen om at deltage i fosterkirurgi.

3. Prøvedesign

   Dette er en kvalitativ dybdegående interviewundersøgelse, der omfatter ca. 48 kvinder/par på Universitetshospitalet Leuven for to føtale tilstande (MMC og CDH), givet alle data om disse 48 patienter er fuldstændige. En estimeret frafaldsrate på 50 % betyder, at i alt 4 patienter pr. behandlingsmulighed (føtal kirurgi, forventningsbehandling, afslutning) og pr. tilstand (MMC eller CDH) vil være tilgængelige for analyse.

   Da ikke alle forældre vælger fosteroperation, falder patienter efter henvisning og rådgivning til prænatal diagnosticerede isolerede rygmarvsdefekter og medfødt diafragmabrok i tre grupper: 1. Forældre, der vælger fosteroperation, 2. Forældre, der vælger at afbryde graviditeten og 3. Forældre. vælger forventningsfuld ledelse. For at vurdere accept af interventionen er det af værdi at vurdere accept af interventionen i alle tre grupper. Især er viden om ikke-acceptabel vigtig.

4. Forsøgsintervention

   Dataindsamlingen vil foregå ved at udføre face-to-face interviews. Interviewene vil blive afholdt på tre tidspunkter: før, under (dvs. kort efter indgrebet) og efter indgrebet. Prospektiv accept vil blive vurderet, efter at patienterne først er blevet rådgivet og vurderet, men før den intervention, der er på spil. Samtidig accept, vil patienter blive interviewet kort efter interventionen, mens de stadig er indlagt til post-kirurgisk observation, og retrospektiv accept tre måneder efter fødslen.

   Interviewene, der vurderer fremtidig og samtidig accept, vil altid blive planlagt sammen med besøg på behandlingshospitalet, så forældrene aldrig behøver at komme med vilje til hospitalet til en samtale, og vil blive afholdt på hollandsk eller engelsk. Interviewene forventes at vare cirka 30-60 minutter og vil følge en interviewguide. Da det erkendes, at kvinder (og deres partnere) gennemgår en intensiv og følelsesmæssigt oprørende proces, vil samtaler kun blive gennemført, hvis patienten er i stand til at deltage i en samtale, baseret på patientens personlige vurdering samt lægens vurdering. For retrospektiv accept, afhængigt af deltagerens præference, kan interviewet finde sted via telekonference eller telefon.

   Dataindsamling Data indsamles ved brug af dybdegående interviews. Dybdeinterviews bruges til at forstå deltagerens perspektiver og opfattelser af en situation, de befinder sig i. Det omfatter eksplicit deltagernes fortolkning og forståelse af en begivenhed. Stilen til at interviewe vil være 'responsiv'; denne stil understreger vigtigheden af ​​at opbygge et tillidsforhold mellem interviewer og interviewperson. Dette gøres ved at skabe et stille og roligt miljø, en empatisk neutral position af intervieweren og en åben tilgang ved at bruge verbal og non-verbal kommunikation. Der vil ikke være en fast liste med spørgsmål, men en interviewguide baseret på ét hovedspørgsmål, med forskellige temaer til sondering, baseret på de syv komponenter i rammen om accept. Interviewet vil følge seks stadier som beskrevet af Yeo et al.: ankomst og introduktion: etablere rapport, 'vært' interaktionen (stadie 1); introduktion af forskningen (mål og målsætninger, fortrolighed, frivillighed, omfang af interviewet (deltager i kontrol), ingen rigtige eller forkerte svar (stadie 2); begyndelsen af ​​interviewet: diskuter kontekstuel baggrundsinformation til reference og sæt tonen (fase 3) ; under interviewet (start optagelsen: emnets bredde og dybde) (fase 4); afslutning af interviewet: forudgående meddelelse om afslutning og mulighed for respondenten til at rejse noget vigtigt, der endnu ikke er diskuteret (fase 5); og efter interviewet: takke og lægge vægt på værdien af ​​at dele deres erfaringer, hvordan information behandles og bruges, opfølgning og yderligere møder, der skal planlægges (fase 6) (interviewguide).

   Interviewene vil blive optaget digitalt med en lydoptager. Efterfølgende vil interviews blive transskriberet, og kodede transskriptioner vil blive oversat til engelsk og brugt til analyse. Tilbageoversættelse vil blive brugt til en prøve på 5 transskriptioner på hollandsk for at sikre nøjagtighed.

5. Prøvestørrelse

   Den tilsigtede stikprøvestørrelse i Belgien er 12 kvinder for MMC og 12 for CDH ved undersøgelsens afslutning; i Storbritannien forventer efterforskerne at inkludere 10 kvinder til MMC og 5 til CDH. Denne stikprøvestørrelse er blevet bestemt ud fra interview med kliniske interessenter. Stikprøvestørrelsen i kvalitativ forskning er normalt lille, da der i analyse på et tidspunkt vil være et tidspunkt, hvor der ikke indhentes ny information fra yderligere interviews. Dette kaldes også mætning. Formålet med denne forskning er ikke at bestemme statistisk signifikante diskriminerende variabler, men at få en dybtgående forståelse af deltagernes synspunkter og præferencer og at vurdere accept af interventionen. Den nøjagtige prøvestørrelse afhænger af mætning

6. Analyse

Analysen er rent kvalitativ. Interviewene vil blive transskriberet ordret af forskeren. Indholdsanalyser vil blive udført ved brug af det kvalitative softwareprogram. Først identificeres indledende indhold og emner af interesse, den såkaldte fortrolighed med dataene. Dette første trin efterfølges af den indledende konstruktion af en ramme. Rammen konstruerer de overskrifter, hvorunder respondentens synspunkter, følelser, erfaringer og opfattelser kan organiseres. Rammen bruges derefter til at mærke dataene: citater eller tekststykker er ordnet efter de forskellige temaer, så de passer ind. Næste trin vil være yderligere forfining af rammen ved at skabe forbindelser mellem kategorier og placere dem i en bredere kontekst relateret til rammen om accept. For at forbedre kvaliteten af ​​analysen vil der på forskellige tidspunkter blive diskuteret interimanalyser blandt medforfattere med en baggrund i psykologi og kvalitativ analyse. Herefter vil alle tidligere analyserede transskriptioner blive gennemgået for at kontrollere, at indholdet stemmer overens med dette koncept (tematisk analyse).