Sikiön kirurgian haastattelututkimus: Vanhempien käsitykset sikiön kirurgiasta

1. Tausta ja perustelut Sikiökirurgia on erittäin tekninen toimenpide, jonka suorittaa vain muutama erikoistunut tiimi ympäri maailmaa. Sikiönleikkaus parantaa tuloksia keskeisissä sairauksissa, mutta merkittävässä toimenpiteeseen liittyvässä sikiön ja äidin riskissä. Avointa äidin ja sikiön leikkausta käytetään tällä hetkellä sikiöillä, joilla on myelomeningosele (MMC). Fetoskooppista tai minimaalista sikiökirurgiaa käytetään myös synnynnäisen palleantyrän (CDH) sikiöiden hoitoon. Yhdistämällä parannettu instrumentointi, kuvantaminen, kliininen koulutus ja yleisön osallistuminen Sikiöterapian ja -kirurgian ohjattu instrumentointi (GIFT-Surg) -projekti pyrkii tarjoamaan sikiökirurgeille työkaluja, jotka tekevät sikiön leikkauksesta turvallisempaa ja tehokkaampaa. UZ:n ja KU Leuvenin tiimi osallistuu tähän suunnitteluprojektiin.

   Synnynnäisen epämuodostumisen, kuten MMC:n tai CDH:n, tarkan diagnoosin jälkeen mahdolliset vanhemmat kohtaavat useita epävarmuustekijöitä syntymättömän lapsensa tulevaisuudesta, ja tarjotut vaihtoehdot edellyttävät suuria eettisiä näkökohtia. Tutkittavassa tilanteessa raskauden keskeyttäminen voi olla joillekin vanhemmille vaihtoehto odottavalle synnytyksen hoidolle. Sikiöterapia tarjoaa joillekin houkuttelevan kolmannen vaihtoehdon, kun toimenpiteitä tehdään monimutkaisemman vastasyntyneen taudin todennäköisyyden vähentämiseksi, mikä saattaa parantaa pitkäaikaista lopputulosta, mutta riski lapsiveden vuotamisesta, infektiosta ja mikä tärkeintä erittäin ennenaikaisesta synnytyksestä, johon liittyy merkittävää vastasyntyneiden kuolleisuus ja sairastuvuus sekä pitkän aikavälin seuraukset. Näiden kilpailevien riskien tasapainottaminen on haastavaa.

   1. Myelomeningosele Esiintyvyys, esiintyvyys, kliininen esitys Myelomeningocele (MMC) tai spina bifida on synnynnäinen poikkeavuus, joka syntyy 28 päivää hedelmöittymisen jälkeen, kun osa hermoputkesta ei sulkeudu. Avoin spina bifida voi esiintyä joko litteänä vialla ilman nesteellä täytettyä pussipeitettä (myeloskiisi) tai kalvopäällysteenä, jossa naru puristetaan pussiin (myelomeningocele). Sen esiintyvyys on Euroopassa noin 4,9 10 000 elävänä syntynyttä kohti. Myelomeningokele on vakava, mutta ei-tappava synnynnäinen poikkeavuus, joka vaikuttaa keskushermostoon ja jolla on monimutkaisia ​​fyysisiä ja hermoston kehitykseen liittyviä seurauksia. Useimmissa tapauksissa se liittyy myös Chiarin tyypin II epämuodostumaan (takaaivojen herniaatioon) ja ventriculomegaliaan.

      Hoito, riskit ja (pitkän aikavälin) lopputulos Viime aikoihin asti ainoat vaihtoehdot vanhemmille, kun diagnoosi tehtiin ennen syntymää, olivat odottava hoito synnytyksen ja postnataalisen leikkauksen kanssa tai raskauden keskeyttäminen. Mutta viimeisen kolmenkymmenen vuoden aikana tuli ilmeiseksi, että tila on etenevä kohdussa, kuten "kahden osuman" hypoteesi ehdottaa; Alkuperäinen hermoston epäonnistuminen, jota seuraavat toissijaiset muutokset, jotka johtuvat selkäytimen jatkuvasta altistumisesta kohdunsisäiselle ympäristölle ja takaaivojen imugradienttiin. Tämä johti ajatukseen sikiön interventiosta tämän luonnollisen kurssin pysäyttämiseksi tai kääntämiseksi. MMC:n onnistunut sikiön kattavuus parantuneella toiminnallisella tuloksella karitsamallissa kuvattiin ensimmäisen kerran 1990-luvun lopulla. Tämä käännettiin kliinisesti rohkaisevilla varhaisilla tuloksilla useissa tapaussarjoissa ja johti lopulta satunnaistettuun kontrolloituun myelomeningocele-tutkimukseen (MOMS). Tämä tutkimus osoitti, että puolivälissä gestationaalinen kerroskorjaus vähentää ventriculoperitoneaalisen shuntingin tarvetta, parantaa takaaivojen tyrän astetta ja säilyttää motorisen toiminnan paremmin kuin postnataalinen leikkaus. Spina bifidan sikiöleikkaukseen liittyy kuitenkin huomattavia riskejä äidille ja sikiölle. Sikiöllä on lisääntynyt ennenaikaisen synnytyksen ja sen seurausten riski, mukaan lukien sepsis, suonensisäinen verenvuoto, hengitysvaikeusoireyhtymä, nekrotisoiva enterokoliitti ja kuolema. Lisäksi on olemassa riski äidin komplikaatioille ja ruumiillinen arpi vaarantaa kohdun eheyden.

   2. Synnynnäinen palleatyrä Esiintyvyys, ilmaantuvuus, kliininen esitys Pallean vaurion vuoksi alkionkehityksen aikana, vatsaelimet tunkeutuvat tyrävaurion kautta rintaonteloon häiriten keuhkojen kasvua, mikä johtaa sekä hengitysteiden että keuhkoverisuoniston kehityksen pysähtymiseen. Synnynnäistä palleatyrää (CDH) esiintyy 1/2500-1/5000 synnytyksessä riippuen siitä, otetaanko mukaan kuolleena syntyneet. Vaikka palleavaurio on korjattavissa syntymän jälkeen, synnytystä edeltävä hengitysteiden ja verisuonten kehityksen pysähtyminen on tärkein syy postnataalisiin ongelmiin, mikä johtaa hengitysvajaukseen ja keuhkoverenpaineeseen (PHT) vastasyntyneen aikana. Vaikka synnytystä edeltävä lähete erikoiskeskuksiin, korkea suorituskyky ja edistynyt vastasyntyneiden hoito ovat parantaneet eloonjäämistä, silti 20–30 % kaikista tapauksista kuolee. Lisäksi selviytyneet kokevat jatkuvaa keuhko- ja ravitsemussairautta.

      Hoito, riskit ja (pitkän aikavälin) lopputulos Sikiöillä, joiden ennuste on huono, sikiön keuhkojen kasvua voidaan stimuloida fetoskooppisella endoluminaalisella henkitorven okkluusiolla (FETO) pallolla. Sikiön keuhkot erittävät nestettä amniononteloon ja keuhkot pysyvät pienessä positiivisessa paineessa normaalin kehityksen aikana. Sikiön henkitorven tukos (TO) estää keuhkoissa olevan nesteen poistumisen, mikä johtaa lisääntyneeseen vastapaineeseen, mikä puolestaan ​​edistää venytyksen aiheuttamaa hengitysteiden ja verisuonten kasvua. TO näyttää laukaisevan riittävän keuhkojen kasvun suojaamaan keuhkoja keuhkojen hypoplasian kehittymiseltä. In utero tukoksen kääntyminen saa aikaan keuhkojen kypsymisen. Kokeellisesti kehitettiin endoskooppinen tekniikka henkitorven tukkeutumiseen käyttämällä ilmapalloa. Vuonna 2004 sitä käytettiin ensimmäisen kerran kliinisesti, ja siitä käytettiin nimitystä Fetoscopic Endoluminal Tracheal Occlusion (FETO).

      Suurin riski toimenpiteen jälkeen on spontaani ennen synnytystä tapahtuva kalvojen repeämä ennen 37 viikkoa (PPROM). Raskausaika synnytyksessä on loogisesti tärkeä CDH-sikiöiden eloonjäämisen ja sairastuvuuden ennustaja, myös sikiöhoidon aikana.

      Meta-analyysi viittaa siihen, että FETO parantaa eloonjäämistä, mutta menettelyä on edelleen pidettävä tutkittavana, ja siksi sitä arvioidaan tällä hetkellä satunnaistetussa kontrolloidussa kliinisessä tutkimuksessa (www.totaltrial.eu).

   3. Hyväksyttävyys Jotta tukitoimi olisi tehokas, sen on oltava myös naisten ja heidän perheidensä hyväksyttävissä. "Hyväksyttävä" voidaan määritellä monitahoiseksi rakenteeksi, joka heijastaa sitä, missä määrin terveydenhuollon interventiota suorittavat tai vastaanottavat ihmiset pitävät sitä sopivana, perustuen ennakoituihin tai koettuihin kognitiivisiin ja emotionaalisiin reaktioihin interventioon. Tämän määritelmän perusteella on kehitetty hyväksyttävyyden teoreettinen viitekehys, joka koostuu seitsemästä komponentista: affektiivinen asenne, taakka, koettu tehokkuus, eettisyys, interventiokoherenssi, vaihtoehtokustannukset ja itsetehokkuus. Intervention onnistunut toteuttaminen tarkoittaa, että se on hyväksyttävä sekä vastaanottajien että toimittajien kannalta. Tämä tutkimus keskittyy vastaanottajiin; toimittajien hyväksyttävyyden mittaaminen otetaan huomioon laajemman GIFT-Surg-projektin muina puolina.

   Ajoitus on tärkeä tekijä arvioinnissa, sillä suhde kuviteltuihin ja todellisiin kokemuksiin voi vaihdella. Siksi hyväksyttävyys arvioidaan kahdessa tai kolmessa ajassa: tuleva hyväksyttävyys, samanaikainen hyväksyttävyys ja takautuva hyväksyttävyys.

2. Kokeen tavoitteet

   Ensisijainen tavoite: arvioida, miten naiset (ja heidän kumppaninsa) näkevät sikiön kirurgisen intervention hyväksyttävyyden MMC:n ja CDH:n hoidossa. Osallistujia pyydetään jakamaan ajatuksiaan, näkemyksiään, tunteitaan ja kokemuksiaan liittyen päätökseen osallistua sikiön leikkaukseen.

3. Kokeilusuunnittelu

   Tämä on kvalitatiivinen syvähaastattelututkimus, johon osallistui noin 48 naista/paria Leuvenin yliopistollisessa sairaalassa kahdesta sikiötilasta (MMC ja CDH), koska kaikki tiedot näistä 48 potilaasta ovat täydelliset. Arvioitu 50 %:n keskeyttämisaste tarkoittaa, että kaikkiaan 4 potilasta hoitovaihtoehtoa (sikiön leikkaus, odottava hoito, lopettaminen) ja tilaa (MMC tai CDH) kohti on käytettävissä analysoitavaksi.

   Koska kaikki vanhemmat eivät valitse sikiön leikkausta, potilaat jaetaan synnytystä edeltävien diagnosoitujen yksittäisten selkäydinvaurioiden ja synnynnäisen palleantyrän lähetteen ja neuvonnan jälkeen kolmeen ryhmään: 1. Sikiön leikkausta valitsevat vanhemmat, 2. Raskauden keskeyttämisen valitsevat vanhemmat ja 3. Vanhemmat. odottava hallinta. Intervention hyväksyttävyyden arvioimiseksi on arvokasta arvioida toimenpiteen hyväksyttävyys kaikissa kolmessa ryhmässä. Erityisesti tieto hyväksyttävyydestä on tärkeää.

4. Kokeiluinterventio

   Tiedonkeruu tapahtuu tekemällä kasvokkain haastatteluja. Haastattelut pidetään kolmessa ajassa: ennen, aikana (ts. pian toimenpiteen jälkeen) ja toimenpiteen jälkeen. Tuleva hyväksyttävyys arvioidaan sen jälkeen, kun potilaita on ensin neuvottu ja arvioitu, mutta ennen kyseessä olevaa interventiota. Samanaikainen hyväksyttävyys, potilaat haastatellaan pian toimenpiteen jälkeen, kun ne otetaan vielä leikkauksen jälkeiseen tarkkailuun, ja retrospektiivinen hyväksyttävyys kolmen kuukauden kuluttua synnytyksestä.

   Mahdollista ja samanaikaista hyväksyttävyyttä arvioivat haastattelut suunnitellaan aina hoitosairaalakäyntien yhteydessä, joten vanhempien ei koskaan tarvitse tulla sairaalaan haastatteluun tarkoituksella, ja ne pidetään hollanniksi tai englanniksi. Haastattelujen odotetaan kestävän noin 30-60 minuuttia ja niissä noudatetaan haastatteluopasta. Kuten tiedetään, naiset (ja heidän kumppaninsa) käyvät läpi intensiivisen ja henkisesti järkyttävän prosessin, haastattelut suoritetaan vain, jos potilas pystyy osallistumaan haastatteluun potilaan henkilökohtaisen ja lääkärin arvion perusteella. Jälkikäteen hyväksyttävyyden vuoksi haastattelu voi tapahtua osallistujan mieltymyksen mukaan puhelinkonferenssin tai puhelimen välityksellä.

   Tiedonkeruu Tiedot kerätään syvähaastatteluilla. Syvähaastatteluilla pyritään ymmärtämään osallistujan näkökulmia ja käsityksiä tilanteesta, jossa hän on. Se sisältää nimenomaan osallistujien tulkinnan ja ymmärtämisen tapahtumasta. Haastattelutyyli on "responsiivinen"; tämä tyyli korostaa luottamussuhteen rakentamisen tärkeyttä haastattelijan ja haastateltavan välille. Tämä tehdään luomalla hiljainen ja rauhallinen ympäristö, empaattisesti neutraali haastattelijan asema ja avoin lähestymistapa käyttämällä verbaalista ja sanatonta viestintää. Kysymyslistaa ei tule valmiiksi, vaan yhteen pääkysymykseen perustuva haastatteluopas, jossa on eri teemoja pohdittavaksi hyväksyttävyyskehyksen seitsemään osatekijään perustuen. Haastattelussa on kuusi vaihetta, kuten Yeo et al. ovat kuvanneet: saapuminen ja esittely: luo yhteys, "isännöi" vuorovaikutusta (vaihe 1); tutkimuksen esittely (tavoitteet ja tavoitteet, luottamuksellisuus, vapaaehtoisuus, haastattelun laajuus (osallistuja kontrolliin), ei oikeita tai vääriä vastauksia (vaihe 2); haastattelun alku: keskustele kontekstuaalisista taustatiedoista viitteeksi ja aseta sävy (vaihe 3) ; haastattelun aikana (nauhoituksen aloitus: aiheen leveys ja syvyys) (vaihe 4); haastattelun lopettaminen: ennakkoilmoitus päättymisestä ja vastaajalle mahdollisuus ottaa esille jotain oleellista, josta ei ole vielä keskusteltu (vaihe 5); ja haastattelun jälkeen: kiittäminen ja korostavat kokemusten jakamisen arvoa, tiedon käsittelyä ja käyttöä, seurantaa ja tulevia tapaamisia (vaihe 6) (haastatteluopas).

   Haastattelut tallennetaan digitaalisesti ääninauhurilla. Myöhemmin haastattelut litteroidaan ja koodatut tekstit käännetään englanniksi ja käytetään analysointiin. Taaksepäinkäännöstä käytetään 5 hollanninkielisen transkription näytteessä tarkkuuden varmistamiseksi.

5. Otoskoko

   Belgiassa suunniteltu otoskoko on 12 naista MMC:ssä ja 12 CDH:ssa tutkimuksen päätyttyä; Yhdistyneessä kuningaskunnassa tutkijat odottavat ottavan mukaan 10 naista MMC:hen ja 5 CDH:hen. Tämä otoskoko on määritetty haastattelemalla kliinisiä sidosryhmiä. Otoskoko kvalitatiivisessa tutkimuksessa on yleensä pieni, koska analyysissä tulee jossain vaiheessa hetki, jolloin lisähaastatteluista ei saada uutta tietoa. Tätä kutsutaan myös saturaatioksi. Tämän tutkimuksen tavoitteena ei ole määrittää tilastollisesti merkittäviä syrjiviä muuttujia, vaan saada syvällinen käsitys osallistujien näkemyksistä ja mieltymyksistä sekä arvioida intervention hyväksyttävyyttä. Tarkka näytteen koko riippuu kyllästymisestä

6. Analyysi

Analyysi on puhtaasti laadullinen. Tutkija litteroi haastattelut sanatarkasti. Sisältöanalyysit tehdään kvalitatiivisella ohjelmistolla. Ensin tunnistetaan alustava sisältö ja kiinnostavat aiheet, ns. tutustuminen tietoihin. Tätä ensimmäistä vaihetta seuraa alustan rakentaminen. Viitekehys rakentaa otsikot, joiden alle vastaajan näkemykset, tunteet, kokemukset ja havainnot voidaan järjestää. Kehystä käytetään sitten tietojen merkitsemiseen: lainaukset tai tekstinpalat järjestetään eri teemojen mukaan sopivaksi. Seuraava askel on viitekehyksen jatkojalostaminen luomalla yhteyksiä kategorioiden välille ja asettamalla ne laajempaan hyväksyttävyyskehykseen liittyvään kontekstiin. Analyysin laadun parantamiseksi psykologian ja kvalitatiivisen analyysin taustaa omaavien tekijöiden kesken keskustellaan eri hetkillä välianalyyseistä. Sen jälkeen kaikki aiemmin analysoidut transkriptit tarkistetaan sen varmistamiseksi, että sisältö on tämän käsitteen mukainen (teemaattinen analyysi).