Estudo de Entrevista sobre Cirurgia Fetal: Percepções dos Pais sobre a Cirurgia Fetal

1. Antecedentes e justificativa A cirurgia fetal é um procedimento altamente técnico realizado por apenas algumas equipes especializadas em todo o mundo. A cirurgia fetal melhora os resultados para condições-chave, mas com risco fetal e materno significativo relacionado ao procedimento. A cirurgia materno-fetal aberta é atualmente utilizada em fetos com mielomeningocele (MMC). A cirurgia fetal de acesso mínimo ou fetoscópica também está sendo usada para tratar fetos com hérnia diafragmática congênita (HDC). Combinando instrumentação aprimorada, imagem, treinamento clínico e engajamento público O projeto Instrumentação Guiada para Terapia Fetal e Cirurgia (GIFT-Surg) visa fornecer aos cirurgiões fetais ferramentas para tornar a cirurgia fetal mais segura e eficiente. A equipa UZ e KU Leuven participa neste projeto de engenharia.

   Após o diagnóstico preciso de uma malformação congênita, como MMC ou CDH, os futuros pais enfrentam uma série de incertezas em relação ao futuro de seu filho ainda não nascido, e as opções oferecidas requerem importantes considerações éticas. Na situação em estudo, a interrupção da gravidez pode ser para alguns pais uma opção alternativa à conduta expectante pré-natal. A terapia fetal oferece uma tentadora terceira opção para alguns, onde os procedimentos são realizados para reduzir a probabilidade de um curso neonatal mais complicado, melhorando potencialmente o resultado a longo prazo, mas com risco de vazamento de líquido amniótico, infecção e, mais importante, parto muito prematuro, associado a significativa mortalidade e morbidade neonatal e consequências a longo prazo. Equilibrar esses riscos concorrentes é um desafio.

   1. Mielomeningocele Prevalência, incidência, apresentação clínica A mielomeningocele (MMC) ou espinha bífida é uma anormalidade congênita que surge 28 dias após a concepção, quando parte do tubo neural não fecha. A espinha bífida aberta pode apresentar um defeito plano sem cobertura de saco cheio de líquido (mielosquise) ou cobertura membranosa com extrusão do cordão para dentro do saco (mielomeningocele). Sua prevalência é de aproximadamente 4,9 por 10.000 nascidos vivos na Europa. A mielomeningocele é uma anormalidade congênita grave, porém não letal, que afeta o sistema nervoso central, com sequelas físicas e de neurodesenvolvimento complexas. Na maioria dos casos, também está associada à malformação de Chiari Tipo II (hérnia do cérebro posterior) e ventriculomegalia.

      Terapia, riscos e resultado (a longo prazo) Até recentemente, as únicas opções disponíveis para os pais, uma vez feito o diagnóstico pré-natal, eram a conduta expectante com parto e cirurgia pós-natal ou interrupção da gravidez. Mas, nos últimos trinta anos, tornou-se óbvio que a condição é progressiva in utero, como sugere a hipótese dos "dois golpes"; uma falha embrionária inicial na neurulação seguida por alterações secundárias devido à exposição contínua da medula espinhal ao ambiente intrauterino e ao gradiente de sucção no rombencéfalo. Isso levou ao conceito de intervenção fetal para interromper ou reverter esse curso natural. A cobertura fetal bem-sucedida de MMC com melhor resultado funcional no modelo de cordeiro foi descrita pela primeira vez no final da década de 1990. Isso foi traduzido clinicamente com resultados iniciais encorajadores em várias séries de casos e, eventualmente, levou ao estudo randomizado e controlado do Management of Myelomeningocele Study (MOMS). Este estudo demonstrou que o reparo em camadas no meio da gestação reduz a necessidade de derivação ventrículo-peritoneal, melhora o grau de herniação do rombencéfalo e preserva a função motora melhor do que a cirurgia pós-natal. No entanto, a cirurgia fetal para espinha bífida apresenta riscos maternos e fetais substanciais. O feto corre maior risco de parto prematuro e suas sequelas, incluindo sepse, hemorragia intraventricular, síndrome do desconforto respiratório, enterocolite necrosante e morte. Além disso, há o risco de complicações maternas e a cicatriz corporal compromete a integridade uterina.

   2. Hérnia diafragmática congênita Prevalência, incidência, apresentação clínica Devido a um defeito no diafragma durante o desenvolvimento embrionário, os órgãos abdominais herniam através do defeito na cavidade torácica, interferindo no crescimento pulmonar, resultando na parada do desenvolvimento das vias aéreas e da vasculatura pulmonar. A hérnia diafragmática congênita (HDC) ocorre em 1/2.500 a 1/5.000 nascimentos, dependendo se os natimortos estão incluídos. Embora o defeito diafragmático seja corrigível após o nascimento, a parada pré-natal do desenvolvimento das vias aéreas e dos vasos é a principal razão dos problemas pós-natais, levando à insuficiência respiratória e à hipertensão pulmonar (HP) no período neonatal. Embora o encaminhamento pré-natal a centros especializados, o alto rendimento e os cuidados neonatais avançados tenham melhorado a sobrevida, ainda 20-30% de todos os casos morrem. Além disso, os sobreviventes apresentam morbidade pulmonar e nutricional contínua.

      Terapia, riscos e resultado (a longo prazo) Em fetos com prognóstico ruim, o crescimento pulmonar fetal pode ser estimulado por oclusão traqueal endoluminal fetoscópica (FETO) com um balão. O pulmão fetal é um secretor líquido de líquido na cavidade amniótica e os pulmões são mantidos em uma pequena pressão positiva no desenvolvimento normal. A oclusão traqueal fetal (TO) impede a saída do líquido pulmonar, levando a um aumento da contrapressão, que por sua vez promove o crescimento induzido pelo estiramento das vias aéreas e dos vasos. TO parece desencadear crescimento pulmonar suficiente para proteger o pulmão do desenvolvimento de hipoplasia pulmonar. In utero, a reversão da oclusão leva à maturação pulmonar. Experimentalmente foi desenvolvida uma técnica endoscópica de oclusão traqueal com balão. Em 2004, foi aplicado pela primeira vez clinicamente e referido como Fetoscopic Endoluminal Tracheal Occlusion (FETO).

      O maior risco após o procedimento é a ruptura espontânea das membranas pré-parto antes de 37 semanas (PPROM). A idade gestacional no momento do parto é logicamente um importante preditor de sobrevida e morbidade em fetos com HDC, também quando submetidos a terapia fetal.

      Uma meta-análise sugere que a FETO melhora a sobrevida, mas o procedimento continua a ser considerado experimental e, portanto, é atualmente avaliado em um ensaio clínico randomizado controlado (www.totaltrial.eu).

   3. Aceitabilidade Para que uma intervenção seja eficaz, ela também precisa ser aceitável para as mulheres e suas famílias. "Aceitabilidade" pode ser definida como um construto multifacetado que reflete até que ponto as pessoas que realizam ou recebem uma intervenção de saúde a consideram apropriada, com base em respostas cognitivas e emocionais antecipadas ou experimentadas à intervenção. Com base nessa definição, foi desenvolvido um quadro teórico de aceitabilidade composto por sete componentes: atitude afetiva, fardo, eficácia percebida, ética, coerência da intervenção, custos de oportunidade e autoeficácia. A implementação bem-sucedida de uma intervenção significa que ela é aceitável tanto para os receptores quanto para os distribuidores. Este estudo enfoca os destinatários; a medição da aceitabilidade para entregadores será considerada como outras facetas do projeto GIFT-Surg mais amplo.

   O tempo é um fator importante na avaliação, pois a relação com as experiências percebidas e reais pode diferir. A aceitabilidade é, portanto, avaliada em dois ou três momentos no tempo: aceitabilidade prospectiva, aceitabilidade concorrente e aceitabilidade retrospectiva.

2. Objetivos do teste

   Objetivo primário: avaliar como as mulheres (e seus parceiros) percebem a aceitabilidade de uma intervenção cirúrgica fetal para MMC e HDC. Os participantes serão convidados a compartilhar seus pensamentos, opiniões, sentimentos e experiências com relação à decisão de participar da cirurgia fetal.

3. Projeto de teste

   Este é um estudo de entrevista qualitativo aprofundado, para incluir aproximadamente 48 mulheres/casais no University Hospital Leuven para duas condições fetais (MMC e CDH), dado que todos os dados sobre esses 48 pacientes estão completos. Uma taxa de abandono estimada de 50% significa que, no total, 4 pacientes por opção de tratamento (cirurgia fetal, conduta expectante, interrupção) e por condição (MMC ou CDH) estarão disponíveis para análise.

   Como nem todos os pais optam pela cirurgia fetal, após encaminhamento e aconselhamento para defeitos isolados da coluna vertebral diagnosticados no pré-natal e hérnia diafragmática congênita, os pacientes se dividem em três grupos: 1. Pais que optam pela cirurgia fetal, 2. Pais que optam pela interrupção da gravidez e 3. Pais que optam pela cirurgia fetal optando pela conduta expectante. Para avaliar a aceitabilidade da intervenção, é importante avaliar a aceitabilidade da intervenção em todos os três grupos. Em particular, o conhecimento da não aceitabilidade é importante.

4. Intervenção experimental

   A coleta de dados será realizada por meio de entrevistas presenciais. As entrevistas serão realizadas em três momentos no tempo: antes, durante (i.e. logo após a intervenção) e após a intervenção. A aceitabilidade prospectiva será avaliada após os pacientes terem sido aconselhados e avaliados pela primeira vez, mas antes da intervenção em questão. Aceitabilidade concomitante, as pacientes serão entrevistadas logo após a intervenção enquanto ainda internadas para observação pós-operatória, e aceitabilidade retrospectiva três meses após o parto.

   As entrevistas que avaliam a aceitabilidade prospectiva e simultânea sempre serão planejadas durante as visitas ao hospital de tratamento para que os pais nunca precisem ir ao hospital de propósito para uma entrevista e serão realizadas em holandês ou inglês. Espera-se que as entrevistas durem aproximadamente 30-60 minutos e seguirão um guia de entrevista. Como é sabido que as mulheres (e seus parceiros) passam por um processo intenso e emocionalmente perturbador, as entrevistas só serão realizadas se o paciente estiver apto a participar de uma entrevista, com base na avaliação pessoal do paciente e também na avaliação do médico. Para aceitabilidade retrospectiva, dependendo da preferência do participante, a entrevista pode ocorrer por meio de teleconferência ou telefone.

   Coleta de dados Os dados são coletados por meio de entrevistas em profundidade. Entrevistas em profundidade são usadas para entender as perspectivas e percepções do participante sobre uma situação em que se encontram. Inclui explicitamente a interpretação dos participantes e a compreensão de um evento. O estilo de entrevista será 'responsivo'; esse estilo enfatiza a importância de construir uma relação de confiança entre entrevistador e entrevistado. Isso é feito criando um ambiente tranquilo e calmo, uma posição empaticamente neutra do entrevistador e uma abordagem aberta usando comunicação verbal e não verbal. Não haverá uma lista de perguntas, mas um guia de entrevista baseado em uma pergunta-chave, com diferentes temas para sondagem, com base nos sete componentes da estrutura de aceitabilidade. A entrevista seguirá seis etapas conforme descrito por Yeo et al.: chegada e introdução: estabelecer rapport, 'hospedar' a interação (etapa 1); introdução da pesquisa (metas e objetivos, confidencialidade, voluntário, escopo da entrevista (participante no controle), sem respostas certas ou erradas (estágio 2); início da entrevista: discuta informações contextuais básicas para referência e defina o tom (estágio 3) ; durante a entrevista (início da gravação: abrangência e profundidade do assunto) (etapa 4); final da entrevista: aviso prévio de término e oportunidade para o entrevistado levantar algo importante ainda não discutido (etapa 5); e após a entrevista: agradecimento e enfatizar o valor de compartilhar sua experiência, como as informações são tratadas e utilizadas, acompanhamento e novas reuniões a serem agendadas (etapa 6) (guia de entrevista).

   As entrevistas serão gravadas digitalmente com um gravador de áudio. Posteriormente, as entrevistas serão transcritas e as transcrições codificadas serão traduzidas para o inglês e usadas para análise. A retrotradução será usada para uma amostra de 5 transcrições em holandês para garantir a precisão.

5. Tamanho da amostra

   O tamanho da amostra pretendido na Bélgica é de 12 mulheres para MMC e 12 para CDH na conclusão do estudo; no Reino Unido, os investigadores esperam incluir 10 mulheres para MMC e 5 para CDH. O tamanho da amostra foi determinado a partir de entrevistas com partes interessadas clínicas. O tamanho da amostra em pesquisas qualitativas geralmente é pequeno, pois na análise haverá, em algum momento, um momento em que nenhuma nova informação é obtida de entrevistas adicionais. Isso também é chamado de saturação. O objetivo desta pesquisa não é determinar variáveis ​​discriminatórias estatisticamente significativas, mas obter uma compreensão aprofundada das opiniões e preferências dos participantes e avaliar a aceitabilidade da intervenção. O tamanho exato da amostra dependerá da saturação

6. Análise

A análise é puramente qualitativa. As entrevistas serão transcritas literalmente pela pesquisadora. As análises de conteúdo serão realizadas usando o programa de software qualitativo. Primeiramente, são identificados conteúdos iniciais e assuntos de interesse, a chamada familiarização com os dados. Este primeiro passo é seguido pela construção inicial de um framework. A estrutura constrói os títulos sob os quais os pontos de vista, sentimentos, experiências e percepções do entrevistado podem ser organizados. A estrutura é então usada para rotular os dados: citações ou trechos de texto são ordenados de acordo com os diferentes temas a serem inseridos. O próximo passo será um maior refinamento da estrutura, fazendo conexões entre as categorias e colocando-as em um contexto mais amplo relacionado à estrutura de aceitabilidade. Para melhorar a qualidade da análise, em vários momentos as análises intermediárias serão discutidas entre coautores com formação em psicologia e análise qualitativa. A partir daí, todas as transcrições previamente analisadas serão revisadas para verificar se o conteúdo está de acordo com esse conceito (análise temática).