Tato stránka byla automaticky přeložena a přesnost překladu není zaručena. Podívejte se prosím na anglická verze pro zdrojový text.

Dysmotilita trávení u mitochondriální neurogastrointestinální encefalomyopatie

Enterická dysmotilita u pacientů s mitochondriální neurogastrointestinální encefalomyopatií detekovaná vysokým rozlišením

Mitochondriální neurogastrointestinální encefalopatie (MNGIE) je ultravzácné mitochondriální onemocnění způsobené mutacemi genu, který kodifikuje enzym thymidinfosforylázu. Genetický defekt vede k systémové akumulaci nukleosidů thymidinu a deoxyuridinu. Klinicky je MNGIE charakterizována kombinací gastrointestinálních a neurologických projevů, včetně těžké gastrointestinální dysmotility, kachexie, ptózy, zevní oftalmoplegie a senzomotorické neuropatie. Gastrointestinální symptomy jsou nejčastějším prvním projevem onemocnění a zahrnují časnou sytost, nauzeu, dysfagii, postprandiální zvracení, bolesti břicha, roztažení břicha a průjem. Onemocnění je neúprosně progredující a příčina smrti souvisí především s trávicí dysmotilitou. Nicméně specifické motorické dysfunkce, které produkují symptomy, tj. základní mechanismy, zůstávají nejisté.

Přehled studie

Postavení

Nábor

Podmínky

Detailní popis

Mitochondriální neurogastrointestinální encefalopatie (MNGIE) je ultravzácné mitochondriální onemocnění způsobené mutacemi genu, který kodifikuje enzym thymidinfosforylázu. Genetický defekt vede k systémové akumulaci nukleosidů thymidinu a deoxyuridinu. Klinicky je MNGIE charakterizována kombinací gastrointestinálních a neurologických projevů, včetně těžké gastrointestinální dysmotility, kachexie, ptózy, zevní oftalmoplegie a senzomotorické neuropatie. Gastrointestinální symptomy jsou nejčastějším prvním projevem onemocnění a zahrnují časnou sytost, nauzeu, dysfagii, postprandiální zvracení, bolesti břicha, roztažení břicha a průjem. Onemocnění je neúprosně progredující a příčina smrti souvisí především s trávicí dysmotilitou. Nicméně specifické motorické dysfunkce, které produkují symptomy, tj. základní mechanismy, zůstávají nejisté, protože dosud nebyly publikovány žádné studie o gastrointestinální motilitě u MNGIE. Cílem této studie bylo identifikovat motorickou dysfunkci horní části GI u pacientů s MNGIE a určit jejich vztah ke klinickým projevům. Vzhledem k tomu, že život ohrožující následky onemocnění postihují horní část trávicího traktu, všichni pacienti po důkladném klinickém a neurologickém vyšetření splnili strukturovaný klinický dotazník o zažívacích projevech a podstoupili nejmodernější vyšetření jícnu a jícnu. tenkého střeva manometrií s vysokým rozlišením (HRM) a vyprázdnění žaludku scintigrafií

Typ studie

Pozorovací

Zápis (Očekávaný)

6

Kontakty a umístění

Tato část poskytuje kontaktní údaje pro ty, kteří studii provádějí, a informace o tom, kde se tato studie provádí.

Studijní kontakt

Studijní záloha kontaktů

Studijní místa

      • Barcelona, Španělsko, 08035
        • Nábor
        • Hospital Universitari Vall d'Hebron

Kritéria účasti

Výzkumníci hledají lidi, kteří odpovídají určitému popisu, kterému se říká kritéria způsobilosti. Některé příklady těchto kritérií jsou celkový zdravotní stav osoby nebo předchozí léčba.

Kritéria způsobilosti

Věk způsobilý ke studiu

  • Dítě
  • Dospělý
  • Starší dospělý

Přijímá zdravé dobrovolníky

N/A

Pohlaví způsobilá ke studiu

Všechno

Metoda odběru vzorků

Vzorek nepravděpodobnosti

Studijní populace

Pacienti s diagnózou MNGIE

Popis

Kritéria pro zařazení:

  • diagnóza onemocnění MNGIE stanovená aktivitou thymidinfosforylázy a analýzou mitochondriálních mutací.

Studijní plán

Tato část poskytuje podrobnosti o studijním plánu, včetně toho, jak je studie navržena a co studie měří.

Jak je studie koncipována?

Detaily designu

  • Observační modely: Kohorta
  • Časové perspektivy: Retrospektivní

Co je měření studie?

Primární výstupní opatření

Měření výsledku
Popis opatření
Časové okno
střevní motilita při diagnóze
Časové okno: U pacientů včetně, v prvních 30 dnech od diagnózy
k posouzení počtu střevních kontrakcí (kontrakce za minutu) během hladovění a po infuzi živin měřených střevní manometrií s vysokým rozlišením
U pacientů včetně, v prvních 30 dnech od diagnózy
střevní motilita při diagnóze
Časové okno: U pacientů včetně, v prvních 30 dnech od diagnózy
k posouzení amplitudy (mmHg) kontrakcí během hladovění a po živinách měřených střevní manometrií s vysokým rozlišením
U pacientů včetně, v prvních 30 dnech od diagnózy

Sekundární výstupní opatření

Měření výsledku
Popis opatření
Časové okno
reakce střevní motility na transplantaci jater
Časové okno: jeden a dva roky po léčbě transplantací jater
k posouzení změn v počtu střevních kontrakcí (kontrakce za minutu) během hladovění a po infuzi živin měřených střevní manometrií s vysokým rozlišením po transplantaci jater
jeden a dva roky po léčbě transplantací jater
reakce střevní motility na transplantaci jater
Časové okno: jeden a dva roky po léčbě transplantací jater
k posouzení amplitudy střevních kontrakcí během hladovění a po infuzi Amplitudy (mmHg) kontrakcí během hladovění a po živinách měřených střevní manometrií s vysokým rozlišením po transplantaci jater
jeden a dva roky po léčbě transplantací jater

Spolupracovníci a vyšetřovatelé

Zde najdete lidi a organizace zapojené do této studie.

Termíny studijních záznamů

Tato data sledují průběh záznamů studie a předkládání souhrnných výsledků na ClinicalTrials.gov. Záznamy ze studií a hlášené výsledky jsou před zveřejněním na veřejné webové stránce přezkoumány Národní lékařskou knihovnou (NLM), aby se ujistily, že splňují specifické standardy kontroly kvality.

Hlavní termíny studia

Začátek studia (Aktuální)

1. února 2018

Primární dokončení (Očekávaný)

1. prosince 2025

Dokončení studie (Očekávaný)

1. prosince 2025

Termíny zápisu do studia

První předloženo

27. listopadu 2022

První předloženo, které splnilo kritéria kontroly kvality

17. prosince 2022

První zveřejněno (Aktuální)

21. prosince 2022

Aktualizace studijních záznamů

Poslední zveřejněná aktualizace (Aktuální)

21. prosince 2022

Odeslaná poslední aktualizace, která splnila kritéria kontroly kvality

17. prosince 2022

Naposledy ověřeno

1. listopadu 2022

Více informací

Termíny související s touto studií

Další identifikační čísla studie

  • PR(AG)56/2018E

Plán pro data jednotlivých účastníků (IPD)

Plánujete sdílet data jednotlivých účastníků (IPD)?

Ne

Informace o lécích a zařízeních, studijní dokumenty

Studuje lékový produkt regulovaný americkým FDA

Ne

Studuje produkt zařízení regulovaný americkým úřadem FDA

Ne

Tyto informace byly beze změn načteny přímo z webu clinicaltrials.gov. Máte-li jakékoli požadavky na změnu, odstranění nebo aktualizaci podrobností studie, kontaktujte prosím register@clinicaltrials.gov. Jakmile bude změna implementována na clinicaltrials.gov, bude automaticky aktualizována i na našem webu .

Předplatit