Aktiivisuuden, Sitoutumisen, Sietokyvyn ja Kannustuksen Kehittäminen - Tutkimus Kroonista Kipua Kokeneille Lapsille (CACTUS)

TAUSTA Pitkäaikainen kipu, joka määritellään kestävän yli 3 kuukautta, on yleinen lapsuudessa. Noin 8–10 % kaikista lapsista ja nuorista kokee pitkäaikaista fyysistä ja psyykkistä kärsimystä sekä toimintakyvyn heikentymistä kivun vuoksi. Äskettäin julkaistu pitkäaikainen seurantatutkimus osoittaa synkän tulevaisuudennäkymän, jossa on selvästi lisääntynyt riski alhaiselle koulutustasolle, ammatillisen elämän epäonnistumiselle ja heikommalle mielenterveydelle. Sitä, miksi nuoret kehittävät pitkäaikaista kipua, ei täysin ymmärretä. Biopsykososiaalinen patogeneesi on todennäköisesti monitekijäinen, ja toimimattomat tavat selviytyä stressistä näyttävät olevan ratkaisevassa roolissa sekä kivun alkuvaiheessa että ylläpidossa.

Lasten ja nuorten suositeltavien hoitojen tieteellinen tuki on huomattavasti vähäisempää verrattuna aikuisten osaamistilaan. WHO painotti vuoden 2020 ohjeissaan myös tarpeen tutkia innovatiivisia tapoja toteuttaa fysioterapiaa ja psykologisia interventioita, mukaan lukien mobiilisovelluksia, tukeakseen potilaita ja heidän perheitään, jotka osallistuvat kipukuntoutukseen. Uusien interventioiden toteutustapojen tutkimukset voivat myös valaista sitä, kuinka aikuisissa lupaavia vaikutuksia osoittaneet hoidot voidaan parhaiten sovittaa lapsiin ja nuoriin.

Ainoa vankalla näytöllä varustettu hoito on monialainen monimuotoinen kuntoutus, jossa on elementtejä fysioterapiasta ja psykoterapiasta. Monimuotoinen kuntoutus on kuitenkin vaativa ja saatavilla vain rajoitetulle määrälle potilaita. Käyttäytymislääketieteen tutkimuksen alalla on käynnissä paradigman muutos, ja monet kliiniset lääkärit ja tutkijat siirtyvät pois suppeasta oireisiin keskittymisestä ja tutkivat sen sijaan potilaiden resursseihin ja vahvuuksiin perustuvia menetelmiä. Kaksi esimerkkiä resurssipohjaisista interventioista, jotka voivat virtaviivaistaa kuntoutusprosessia, ovat porrastettu liikunta ja mindfulness, joilla on yhteistä se, että ne voidaan määrätä ja toteuttaa digitaalisen teknologian avulla.

Ajatus kipukuntoutuksen täydentämisestä päivittäisen liikunnan ja mindfulnessin yhdistelmällä on teoreettisesti tuettu itsemääräämisteorian (SDT) avulla. SDT:n mukaan psyykkisiä resursseja ja vahvuuksia rakennetaan ympäristön kanssa vuorovaikutuksessa, jos yksilö kokee olevansa vapaa liikkumaan haluttuun suuntaan (autonomia), tuntee pystyvänsä vaikuttamaan tilanteeseensa (kompetenssi) ja kokee kuuluvuuden tunnetta (yhteyden tunne). Korkea autonomian taso muodostaa myös perustan sisäisen motivaation kehittymiselle, jota nuoret pitkäaikaisessa kivussa tarvitsevat, jos elämäntapojen ja strategioiden muutokset ovat pysyviä ajan myötä.

CACTUS-hankkeen tavoitteena on muokata nämä interventiot tehokkaiksi digitaalisiksi täydennyksiksi monimuotoiseen kipukuntoutukseen ja tutkia interventioiden suunnittelua ja uutta toteutustapaa satunnaistetussa kontrolloidussa pilottitutkimuksessa. Hanke tutkii myös perheiden motivaatiota tarjottuun kipukuntoutukseen kvalitatiivisin menetelmin. Hankkeen suunnittelu perustuu tutkimusryhmän kokemuksiin ja asiantuntemukseen, jota se on rakentanut työskennellessään useissa aiemmissa psykologisten interventioiden tutkimuksissa, jotka perustuvat sekä sairaalapohjaiseen kuntoutukseen että erilaisiin digitaalisiin alustoihin.

TUTKIMUSKYSYMYKSET JA HYPOTEESIT CACTUS-hankkeen yleisenä tavoitteena on tutkia digitaalisesti määrätyn liikunnan ja mindfulnessin potentiaalia – jotka ovat osoittaneet lupaavia tuloksia aikuispotilaissa – osana monimuotoista kipukuntoutusta 13–18-vuotiaille nuorille ja luoda lisää ymmärrystä siitä, kuinka osallistumismotivaatiota voidaan vahvistaa.

Ensimmäinen hypoteesi on, että nuoret voivat hyötyä päivittäisestä liikunnasta ja mindfulness-harjoituksista yhtä paljon kuin aikuiset, mutta että interventioiden määräämisessä tarvitaan mukautuksia potilaiden saavuttamiseksi ja motivoimiseksi. Toinen hypoteesi on, että on täysin mahdollista antaa nuorten harjoitella itsenäisesti mobiilisovelluksen tuella. Kolmas hypoteesi on, että liikunnalla ja mindfulnessilla on synergistisiä vaikutuksia, jos ne yhdistetään ajassa ja tilassa. Tämä johtuu siitä, että liikunta vahvistaa oppimista ja keskittymistä, mikä voi katalysoida uusien näkökulmien ja strategioiden omaksumista, kun taas mindfulness voi edesauttaa päivittäisen liikunnan motivaation ylläpitämistä ja vähentää riskiä luovuttaa väliaikaisissa takaiskuissa.

Hankkeen pitkän aikavälin tavoitteena on kehittää edelleen ja arvioida tutkimuksen interventioita ja uutta digitaalista tapaa määrätä osia kuntoutuksesta, mikä voi lopulta lisätä saatavuutta ja potilaiden osuutta, jotka saavuttavat positiivisia tuloksia. Toinen tavoite on tuottaa tietoa ja oivalluksia siitä, mikä motivoi nuoria osallistumaan kuntoutukseensa, mikä voi auttaa tekemään monimuotoisesta kipukuntoutuksesta entistä tehokkaampaa.

Hanke on suunniteltu selvittämään, onko lyhennetty kipukuntoutusjakso, jota täydennetään digitaalisesti toteutetulla liikunnalla ja mindfulnessilla, yhtä tehokas kuin pidempi perinteisen hoidon jakso. Terävästi ilmaistuna tutkimuskysymyksenä: Onko 6 viikkoa monimuotoista kipukuntoutusta plus 6 viikkoa liikunta- ja mindfulness-koulutusta – määrättynä mobiilisovelluksen kautta – yhtä tehokas ja turvallinen kuin 12 viikkoa säännöllistä kipukuntoutusta?

TUTKIMUSSUUNNITTELU CACUTS-hankkeen kvantitatiivinen osa on siten suunniteltu satunnaistetuksi kontrolloiduksi ei-heikommuustutkimukseksi. Katso alla oleva kuva 1. Noin 60 potilasta iältään 13–18 vuotta rekrytoidaan peräkkäin ja satunnaistetaan joko aloittamaan kuntoutuksensa 6 viikon liikunnalla ja mindfulnessilla ja sitten läpikäymään 6 viikkoa monimuotoista kipukuntoutusta tai saamaan hoitoa tavanomaisen aikataulun mukaan (12 viikkoa).

Puolet interventioryhmän potilaista aloittaa kahden päivän johdannolla ja puolet saa tunnin mittaisen johdannon. Monimuotoisen kuntoutuksen, jonka molemmat ryhmät saavat eri määrin, tarjoaa sama hoitohenkilökunnan tiimi Lastenklinikalla, Linköpingin yliopistollinen sairaala. Hankkeen vastuuhenkilö on siten Region Östergötland.

POPULAATION KOKO Tutkijat ovat olettaneet potilaiden keskiarvon pääasiallisesta lopputulosmittarista WASAS-Y (katso alla Lopputulosmittarit) ja hypoteettisen eron kahden ryhmän välillä 10 %, jota pidetään kliinisesti merkityksellisenä erona. Väärän positiivisen todennäköisyyden (alfa) ollessa 0,05 ja testivoiman ollessa 80 % tämä antoi arvioidun vähimmäiskokonaispopulaatiokoon 42 tutkimusosallistujaa. Luodakseen marginaaleja keskeyttämisille ja sovittaakseen tutkimuksen kiputiimin toiminnan laajuuteen tutkijat pyrkivät sisällyttämään noin 60 potilasta. Sekvenssimonitoroinnin käyttö Bayesilaisen todennäköisyysjakauman analyysin kautta tarkoittaa, että tutkijat voivat vähentää tai lisätä tutkimusosallistujien määrää matkan varrella. Tämä on vähentää sekä yli- että alirekrytoinnin riskiä ja mahdollistaa pilottitietojen kokoaminen rajoitetusta populaatiosta (10–15 potilasta), joka voi muodostaa perustan tutkimushankkeen rahoitukselle ja myös varmistaa tutkimusosallistujan turvallisuuden. Ottaen huomioon, kuinka monta potilasta kroonisen kivun tiimi (Lastenklinikka, US Linköping) vastaanottaa vuosittain (noin 40), arvioidaan, että 60 tutkimusosallistujan rekrytoinnin valmistuminen vie 2 vuotta. Tutkimuksen suunniteltu aloitus on helmikuu 2026, ja rekrytointi valmistuu vuoden 2028 ensimmäisinä kuukausina.

INTERVENTIOT Osallistujat, jotka satunnaistetaan interventioryhmään, saavat 6 viikkoa päivittäistä fyysistä harjoittelua ja mindfulnessia kotona mobiilisovelluksen kautta; täysin kehitetty ja pilottitestattu prototyyppi nimeltä Phystic. He saavat sitten säännöllistä monimuotoista kipukuntoutusta 6 viikkoa. 12 viikon seuranta-aikana osallistujille suositellaan jatkavan päivittäistä harjoittelua, mutta he saavat valita vapaasti mobiilisovelluksessa saatavilla olevista harjoituksista tänä aikana.

Kotiharjoittelu aloitetaan kahdella eri tavalla. Joko tunnin mittaisen sairaalakäynnin kautta tai intensiivisemmän kahden päivän johdannon kautta, joka sisältää myös kivun opetuksen ja ohjatun fyysisen ja henkisen harjoittelun samoilla periaatteilla kuin mobiilisovellukseen sisältyvät harjoitukset. Interventioryhmän osallistujille määrätään päivittäinen liikuntaharjoitus ja ylimääräinen päivittäinen harjoitus ohjatulla mindfulnessilla viisi päivää viikossa mobiilisovelluksen kautta. Sovellus tarjoaa mahdollisuuden valita Lepopäivä, ja osallistujaa kannustetaan tekemään lyhyt harjoitus, joka stimuloi rentoutumista ja palautumista. Mobiilisovelluksen chattitoiminnon kautta tutkimusosallistujat voivat esittää kysymyksiä ja saada rohkaisevaa palautetta valitulta terveydenhuollon ammattilaiselta (fysioterapeutti tai psykologi).

Mobiilisovellus on kehitetty innovaatiohankkeena Linköpingin yliopistossa ja on yhteensopiva kahden yleisimmän mobiilikäyttöjärjestelmän (iOS ja Android) kanssa. Järjestelmään kuuluu myös ruostumattomasta teräksestä valmistettu painotanko, jonka päissä on iskunvaimentava suojaus. Järjestelmää on testattu kahdessa eri pilottitutkimuksessa nuorilla, joilla on lihavuus ja syöpä syksystä 2023 lähtien, ja haastatteluissa on osoittautunut, että enemmistö kuvailee positiivista kokemusta sovelluksen avulla harjoittelusta. Ohjaajat ovat pääasiassa lisensoituneita terveydenhuollon ammattilaisia (fysioterapeutteja, psykologeja, lääkäreitä), joilla on laajaa kokemusta nuorten ja nuorten aikuisten kanssa työskentelystä. Tällä hetkellä on noin 50 eripituista ja -intensiteettiä olevaa ohjevideoita, jotka sisältävät kuntoilua, voimaa, liikkuvuutta, joogaa sekä ohjattuja mindfulness- ja hengitysharjoituksia.

Kontrolliryhmä saa säännöllistä monimuotoista kipukuntoutusta 12 viikkoa, mikä tarkoittaa, että he saavat hoitoa saman ajan kuin interventioryhmä, mutta kaksi kertaa enemmän monialaista monimuotoista ja sairaalapohjaista hoitoa. Kontrolliryhmä saa mobiilisovelluksen sijaan aktiviteettikalenterin, joka mahdollistaa päivittäisten aktiviteettien rekisteröinnin, satunnaiset hyvinvoinnin mittaukset (kipu ja elämän tyytyväisyys) ja kvalitatiivisten tietojen keräämisen (vapaata kirjoittamista avoimien kysymysten perusteella) tavalla, joka on samanlainen kuin kvalitatiivinen tiedonkeruu mobiilisovelluksessa.

TIETOJEN ANALYYSI Sekä intervention positiiviset että negatiiviset vaikutukset arvioidaan käyttäen Bayesilaisia todennäköisyysjakaumia. Potilaiden sairauskertomuksista tutkijat keräävät tietoja komorbiditeetista, lääkehoidosta ja siitä, kuinka monta sairaalakäyntiä kukin tutkimusosallistuja on tehnyt kipukuntoutuksensa aikana. Tietoja uusiutumisista seurantavaiheen aikana (12 viikkoa) saadaan myös sairauskertomuksista.

EETTISET NÄKÖKOHDAT Aiempi tutkimus on osoittanut, että hankkeen intervention kaksi osakomponenttia (liikunta ja mindfulness) liittyvät hyvin vähäisiin riskeihin. Liikunta ei ole koskaan täysin riskitöntä, mutta mobiilisovelluksen harjoitukset on ohjeistettu fysioterapeuteilla, joilla on kokemusta lasten ja nuorten ohjaamisesta, ja mobiilisovelluksen käyttöä pidetään kokonaisuutena vähemmän riskialttiina kuin monia arkitilanteita, kuten koululiikuntaa tai vapaa-ajan urheilua. Se, että interventioryhmän osallistujien on odotettava kuusi viikkoa fysioterapiaa ja psykoterapiaa, pidetään rajoitetuna riskinä, koska tutkimusosallistujalla on puhelinyhteys tiimiin ja hän saa tukea aloittamaan useita muutosprosesseja, jotka voivat olla hyödyllisiä. Kaikki henkilötietojen käsittely toteutetaan GDPR:n sääntöjen mukaisesti. Mobiilisovellus tallentaa tietoja käyttäjätilastoista ja kirjoitetusta tekstistä eri harjoituksissa, mutta tässä tutkimuksessa se tapahtuu pääasiassa osallistujan laitteella. Keräyksen yhteydessä tiedot anonymisoidaan. Kokonaisuutena hankkeeseen osallistumisen hyödyt katsotaan ylittävän huomattavasti riskit.

KLININEN MERKITYS CACTUS-hanke voisi täyttää joitakin tietoaukkoja, jotka liittyvät liikunnan ja mindfulnessin vaikutuksiin kroonista kipua kärsivillä nuorilla. Jos hankkeen tulokset osoittavat, että uudet hoitoperiaatteet ja uusi teknologia ovat tehokkaita ja arvostettuja potilaiden keskuudessa, huomattavasti enemmän nuoria voisi saada nopeaa ja tehokasta apua kipuongelmiinsa. Hankkeen kvalitatiivinen osa, jonka tavoitteena on ymmärtää paremmin motivaatiota osallistua kuntoutusprosessiin, voi tuottaa tärkeitä oivalluksia, jotka voivat muodostaa perustan nuorten pitkäaikaisessa kivussa olevien hoidon jatkokehitykselle. CACTUS-hankkeen pitkän aikavälin visio on kehittää mobiilisovellus ja sen sisältö edelleen täysin digitaaliseksi ja räätälöidyksi hoidoksi lievistä ja kohtalaisista kipuongelmista. Tällaisella ratkaisulla on suuri potentiaali tavoittaa huomattavasti enemmän potilaita ja siten tehdä hoidosta oikeudenmukaisempaa ja kustannustehokkaampaa. Kokonaisuutena tutkimushankkeen tulokset voivat edistää sitä, että suuri määrä nuoria saa parempaa ja enemmän henkilökeskeistä kipukuntoutusta.

HANKE TULOSTEN LEVITTÄMINEN JA TOTEUTTAMINEN CACTUS-hankkeen tulokset julkaistaan vähintään kahdessa vertaisarvioidussa aikakauslehtiartikkelissa. Tuloksia esitellään myös yhdessä tai useammassa tieteellisessä kokouksessa. Lisäksi osia hankkeen tuloksista esitellään Ruotsin Lastenkipuyhdistyksen järjestämissä tieteellisissä kokouksissa ja sairaaloissa, jotka tekevät yhteistyötä ja lähettävät potilaita Kaakkoisen sairaanhoitoalueen pitkäaikaiseen kiputiimiin.

AIKATAULU 2024 Hakemus Ruotsin eettiseen tarkastusviranomaiseen. 2025 Rekrytoinnin valmistelu ja teknisten ratkaisujen hienosäätö. 2026 Rekrytoinnin aloitus, seuranta ja tiedonkeruu. Hankkeen valmistuminen. 2027 Rekrytoinnin, seurannan ja tiedonkeruun jatkaminen. 2028 Hankkeen valmistuminen.

TUTKIMUSRYHMÄ Oskar Lundgren MD, Ph.D, MSc - Päävastuullinen tutkija Lastentautiopin dosentti, Linköpingin yliopisto Mindfulness-pohjaisen stressin vähentämisen (MBSR) opettaja (vaihe 3). Ylilääkäri, Kroonisen kivun tiimi ja Lastenkuntoutustiimi* Projektipäällikkö, Phystic-innovaatiohankkeessa

Eva Shaerling, Rekisteröity sairaanhoitaja Kuntoutuslääketieteen erikoissairaanhoitaja Tiimipäällikkö, Kroonisen kivun tiimi*

Tuleva tohtorikoulutettava Erik Nilsson, Rekisteröity psykologi Tuleva tohtorikoulutettava

Hanna Tigerstrand Grewnert, PhD, Fysioterapeutti Fysioterapian dosentti, Linköpingin yliopisto Neuvonantaja fyysisessä harjoittelussa ja mukana Phystic-hankkeessa

Maria Gyris MD Ylilääkäri, Lastenneurologian erikoislääkäri Västervikin sairaala, Kalmarin alue Neuvoja lastenneurologiassa ja kuntoutuksessa

Ulrika Müssener PhD Yhteiskuntalääketieteen apulaisprofessori, Linköpingin yliopisto Neuvoja kvalitatiivisessa menetelmässä ja analyysissä

Marcus Bendtsen PhD Biostatistiikan ja kansanterveyden apulaisprofessori, Linköpingin yliopisto Neuvoja tutkimussuunnittelussa, tilastoissa ja tietoturvassa

* HRH Kruununprinsessa Victorian lasten- ja nuortensairaala Linköpingin yliopistollinen sairaala