Dyrking av aktivitet, engasjement, toleranse og oppløfting - for barn med kroniske smerter (CACTUS)

BAKGRUNN Langvarig smerte, definert som varighet lenger enn 3 måneder, er vanlig i barndommen. Omtrent 8-10% av alle barn og ungdommer opplever langvarig fysisk og psykisk lidelse og et påvirket funksjonsnivå på grunn av smerte. En nylig publisert langtidsfølgende studie indikerer et dystert fremtidsperspektiv med klart økt risiko for lav utdanning, mangel på suksess i yrkeslivet og dårligere psykisk helse. Hvorfor ungdom utvikler langvarig smerte er ikke fullt ut forstått. Den biopsykososiale patogenesen er sannsynligvis multifaktoriell, og dysfunksjonelle måter å håndtere stress på ser ut til å spille en avgjørende rolle både i oppstarten og opprettholdelsen av smerte.

Det er betydelig mindre vitenskapelig støtte for behandlingene som anbefales for barn og ungdom sammenlignet med kunnskapsstatusen for voksne. I sine 2020-retningslinjer understreket WHO også behovet for studier på innovative metoder for levering av fysioterapi og psykologiske intervensjoner, inkludert mobilapper, for å støtte pasienter og deres familier som deltar i smerterehabilitering. Studier av nye måter å levere intervensjoner på kan også kaste lys over hvordan behandlinger som har vist lovende effekter hos voksne best kan tilpasses barn og unge.

Den eneste behandlingen med robust evidens er tverrfaglig multimodal rehabilitering med elementer av fysioterapi og psykoterapi. Imidlertid er multimodal rehabilitering krevende og bare tilgjengelig for et begrenset antall pasienter. Innenfor atferdsmedisinsk forskning er et paradigmeskifte i gang, hvor mange klinikere og forskere beveger seg bort fra en korttenkt fokus på symptomer og i stedet utforsker metoder som er basert på pasienters ressurser og styrker. To eksempler på ressursbaserte intervensjoner som kan effektivisere rehabiliteringsprosessen er grader fysisk aktivitet og oppmerksomhetstrening (mindfulness), som har til felles at de kan foreskrives og gjennomføres via digital teknologi.

Ideén om å supplere smerterehabilitering med en kombinasjon av daglig fysisk aktivitet og oppmerksomhetstrening er teoretisk støttet av Self-Determination Theory (SDT). Ifølge SDT bygges psykologiske ressurser og styrker opp i samspill med miljøet hvis individet føler seg fri til å bevege seg i en ønsket retning (autonomi), føler seg i stand til å påvirke sin situasjon (kompetanse) og opplever en følelse av tilhørighet (tilknytning). En høy grad av autonomi danner også grunnlaget for utvikling av indre motivasjon, noe unge med langvarig smerte trenger hvis endringer i livsstil og strategier skal være bærekraftige over tid.

CACTUS-prosjektet har som mål å tilpasse disse intervensjonene til effektive digitale supplementer til multimodal smerterehabilitering og å studere designet og den nye leveringsmåten for intervensjonene i en randomisert kontrollert pilotstudie. Prosjektet vil også studere familiers motivasjon for den tilbudte smerterehabiliteringen via kvalitativ metodikk. Prosjektets design er basert på erfaringer og ekspertise som forskningsgruppen har bygget opp under arbeidet med flere tidligere studier av psykologiske intervensjoner, som har vært basert på både sykehusbasert rehabilitering og ulike digitale plattformer.

FORSKNINGSSPØRSMÅL OG HYPOTESER Det overordnede målet med CACTUS-prosjektet er å studere potensialet for digitalt foreskrevet fysisk aktivitet og oppmerksomhetstrening – som har vist lovende resultater hos voksne pasienter – som integrerte deler av multimodal smerterehabilitering for ungdom i alderen 13-18 år, og å generere en økt forståelse av hvordan motivasjon for deltakelse kan styrkes.

En første hypotese er at ungdom kan ha like stor nytte av daglig fysisk aktivitet og oppmerksomhetsøvelser som voksne, men at tilpasninger er nødvendige i måten intervensjonene foreskrives på for å nå og motivere pasienter. En annen hypotese er at det er fullt mulig å la ungdom trene på egen hånd med støtte fra en mobilapp. En tredje hypotese er at fysisk aktivitet og oppmerksomhetstrening har synergistiske effekter hvis de kombineres i tid og rom. Dette fordi fysisk aktivitet styrker læring og konsentrasjon, som kan katalysere tilegnelsen av nye perspektiver og strategier, mens oppmerksomhetstrening kan bidra til å opprettholde motivasjon for daglig bevegelse og redusere risikoen for å gi opp overfor midlertidige tilbakeslag.

Prosjektets langsiktige mål er å videreutvikle og evaluere studiens intervensjoner og den nye digitale måten å foreskrive deler av rehabiliteringen på, som til slutt kan øke tilgjengeligheten og andelen pasienter som oppnår positive resultater. Et annet mål er å generere kunnskap og innsikt i hva som motiverer unge til å engasjere seg i sin rehabilitering, noe som kan bidra til å gjøre multimodal smerterehabilitering både mer effektiv.

Prosjektet er utformet for å finne ut om en redusert periode med smerterehabilitering, supplert med digitalt levert fysisk aktivitet og oppmerksomhetstrening, er like effektiv som en lengre periode med tradisjonell behandling. Uttrykt som et skarpt forskningsspørsmål: Er 6 uker med multimodal smerterehabilitering, pluss 6 uker med fysisk aktivitet og oppmerksomhetstrening – foreskrevet via en mobilapplikasjon – like effektiv og trygg som 12 uker med vanlig smerterehabilitering?

STUDIEDESIGN Den kvantitative delen av CACTUS-prosjektet er dermed utformet som en randomisert kontrollert ikke-underlegenhetsstudie. Se Figur 1 nedenfor. Omtrent 60 pasienter i alderen 13-18 år vil bli rekruttert fortløpende og randomisert til enten å starte sin rehabilitering med 6 uker med fysisk aktivitet og oppmerksomhetstrening og deretter gjennomgå 6 uker med multimodal smerterehabilitering, eller å få behandling i henhold til vanlig timeplan (12 uker).

Halvparten av pasientene i intervensjonsgruppen vil starte med en 2-dagers introduksjon og halvparten vil få en timeslang introduksjon. Den multmodale rehabiliteringen, som begge grupper mottar i ulike mengder, vil bli levert av det samme teamet av omsorgsgivere ved Barneklinikken, Universitetssykehuset i Linköping. Prosjektleder vil derfor være Region Östergötland.

POPULASJONSSTØRRELSE Forskere har antatt gjennomsnittlige pasientestimater av primært utfallsmål WASAS-Y (se Utfallsmål nedenfor) og en hypotetisk forskjell mellom de to gruppene på 10%, som anses å være en klinisk meningsfull forskjell. Med en falsk positiv sannsynlighet (alfa) på 0,05 og en styrke på 80%, ga dette et estimert minimum totalpopulasjonsstørrelse på 42 studiedeltakere. For å skape marginer for frafall og tilpasse studien til omfanget av smerteteamets aktiviteter, vil forskerne sikte på å inkludere omtrent 60 pasienter. Bruken av sekvensiell overvåking, via Bayesiansk sannsynlighetsfordelingsanalyse, betyr at forskerne vil kunne redusere eller øke antallet studiedeltakere underveis. Dette er for å redusere risikoen for både over- og underrekruttering og for å muliggjøre sammensetning av pilotdata fra en begrenset populasjon (10-15 pasienter) som kan danne grunnlag for finansiering av forskningsprosjektet og også sikre studiedeltakerens sikkerhet. I lys av hvor mange pasienter teamet for kronisk smerte (Barneklinikken, US Linköping) mottar årlig (omtrent 40), estimeres det at det vil ta 2 år å fullføre rekrutteringen av 60 studiedeltakere. Planlagt start for studien er februar 2026, og rekruttering fullføres i de første månedene av 2028.

INTERVENSJONENE Deltakere som randomiseres til intervensjonsgruppen vil få 6 uker med daglig fysisk trening og oppmerksomhetstrening hjemme via en mobilapp; en fullt utviklet og pilot-testet prototype kalt Phystic. De vil deretter motta vanlig multimodal smerterehabilitering i 6 uker. I løpet av 12 ukers oppfølgingsperiode vil deltakerne bli anbefalt å fortsette daglig trening, men vil få lov til å fritt velge fra treningsøktene som er tilgjengelige i mobilappen i denne perioden.

Hjemmetreningen vil bli iverksatt på to forskjellige måter. Enten via en timeslang besøk på sykehuset eller via en mer intensiv to-dagers introduksjon som også inkluderer smertelæring og veiledet fysisk og mental trening i henhold til de samme prinsippene som øvelsene inkludert i mobilappen. Deltakere i intervensjonsgruppen vil få foreskrevet en fysisk aktivitetsøkt for dagen og en ekstra økt med veiledet oppmerksomhetstrening fem dager i uken via mobilappen. Appen tilbyr muligheten til å velge å ta en hviledag, og deltakeren oppfordres da til å gjøre en kort øvelse som stimulerer avslapning og gjenoppbygging. Gjennom mobilappens chat-funksjon vil studiedeltakere kunne stille spørsmål og motta oppmuntrende tilbakemeldinger fra en utvalgt helsepersonell (fysioterapeut eller psykolog).

Mobilappen er utviklet som et innovasjonsprosjekt ved Linköpings universitet og er kompatibel med de to vanligste mobile operativsystemene (iOS og Android). Systemet inkluderer også en rustfritt stål vektstang med støtdempende beskyttelse i endene. Systemet er testet i to forskjellige pilotstudier av ungdom med fedme og kreft siden høsten 2023, og intervjuer har vist at et flertall beskriver en positiv opplevelse av trening ved bruk av appen. Instruktørene er hovedsakelig lisensierte helsepersonell (fysioterapeuter, psykologer, leger) med omfattende erfaring med å arbeide med ungdom og unge voksne. Det er for tiden omtrent 50 instruksjonsvideoer av varierende lengde og intensitet som inkluderer kondisjon, styrke, mobilitet, yoga og veiledet oppmerksomhetstrening og pusteteknikker.

Kontrollgruppen mottar vanlig multimodal smerterehabilitering i 12 uker, noe som betyr at de får behandling i samme lengde som intervensjonsgruppen, men dobbelt så mye tverrfaglig multimodal og sykehusbasert behandling. I stedet for en mobilapp mottar kontrollgruppen en aktivitetskalender som muliggjør registrering av daglige aktiviteter, tilfeldige målinger av velvære (smerte og livstilfredshet) og en måte å samle kvalitative data (fri skriving basert på åpne spørsmål) på en måte som ligner på den kvalitative datainnsamlingen i mobilappen.

DATAANALYSE Både positive og negative effekter av intervensjonen vil bli evaluert ved bruk av Bayesianske sannsynlighetsfordelinger. Fra pasientenes medisinske journaler vil forskerne samle inn data om komorbiditet, medikamentell behandling og hvor mange sykehusbesøk hver studiedeltaker har gjort under sin smerterehabilitering. Informasjon om antall tilbakefall under oppfølgingsfasen (12 uker) vil også hentes fra medisinske journaler.

ETISKE ASPEKTER Tidligere forskning har vist at de to underkomponentene av prosjektets intervensjon (fysisk aktivitet og oppmerksomhetstrening) er assosiert med svært få risikoer. Fysisk aktivitet er aldri helt risikofri, men treningsøktene i mobilappen instrueres av fysioterapeuter med erfaring i å instruere barn og ungdom, og bruk av mobilappen anses å være mindre risikabelt totalt sett enn mange hverdagssituasjoner, som skoleidrett eller fritidsidrett. At deltakerne i intervensjonsgruppen må vente seks uker på fysioterapi og psykoterapi anses å være en begrenset risiko, da studiedeltakeren har telefonkontakt med teamet og får støtte til å starte flere endringsprosesser som kan være gunstige. All håndtering av personopplysninger vil bli utført i henhold til GDPR-reglene. Mobilapplikasjonen lagrer informasjon om brukerstatistikk og skrevet tekst i ulike øvelser, men i denne studien skjer det hovedsakelig på deltakerens enhet. I forbindelse med innsamlingen vil data bli anonymisert. Samlet sett anses fordelene med å delta i prosjektet å langt oppveie risikoene.

KLINISK BETYDNING CACTUS-prosjektet kan fylle noen av kunnskapshullene som eksisterer angående effektene av fysisk trening og oppmerksomhetstrening på unge som lider av kronisk smerte. Hvis prosjektresultatene viser at de nye behandlingsprinsippene og den nye teknologien er effektive og verdsatt av pasientene, kunne betydelig flere unge få rask og effektiv hjelp med sine smerteproblemer. Den kvalitative delen av prosjektet, som har som mål å bedre forstå motivasjonen for å delta i rehabiliteringsprosessen, kan generere viktige innsikter som kan danne grunnlag for videreutvikling av omsorg for unge med langvarig smerte. Et langsiktig visjon for CACTUS-prosjektet er å videreutvikle mobilappen og dens innhold til en fullstendig digital og tilpasset behandling for milde til moderate smerteproblemer. En slik løsning har stort potensial til å nå betydelig flere pasienter og dermed gjøre omsorgen mer rettferdig og kostnadseffektiv. Samlet sett kan resultatene av forskningsprosjektet bidra til at et stort antall unge får bedre og mer person-sentrert smerterehabilitering.

SPREDNING OG IMPLEMENTERING AV PROSJEKTRESULTATER Resultatene fra CACTUS-prosjektet vil bli publisert i minst to fagfellevurderte tidsskriftartikler. Resultatene vil også bli presentert på ett eller flere vitenskapelige møter. Videre vil deler av prosjektresultatene bli presentert på vitenskapelige møter arrangert av Svenska Barnsmärtföreningen og på sykehusene som samarbeider med og henviser pasienter til det langvarige smerteteamet i Sørøstlig helseregion.

TIDSPLAN 2024 Søknad til Svenska etikprövningsmyndigheten. 2025 Forberedelse av rekruttering og finjustering av tekniske løsninger. 2026 Start rekruttering, oppfølging og datainnsamling. Fullføring av prosjektet. 2027 Fortsatt rekruttering, oppfølging og datainnsamling. 2028 Fullføring av prosjektet.

FORSKNINGSGRUPPE Oskar Lundgren MD, Ph.D, MSc - Hovedforsker Førsteamanuensis i Pediatri, Linköpings universitet Lærer (trinn 3) i Mindfulness-Based Stress Reduction (MBSR). Overlege, Kronisk Smerte Team og Barnehabiliteringsteam* Prosjektleder, Phystic Innovasjonsprosjekt

Eva Shaerling, Registrert Sykepleier Spesialsykepleier i Rehabiliteringsmedisin Teamleder, Kronisk Smerte Team*

Kommunende PhD-student Erik Nilsson, Registrert Psykolog Kommunende PhD-student

Hanna Tigerstrand Grewnert, PhD, Fysioterapeut Førsteamanuensis i Fysioterapi, Linköpings universitet Rådgiver om fysisk trening og involvert i Phystic-prosjektet

Maria Gyris MD Overlege, Spesialist i Barneurologi Västerviks Sjukhus, Region Kalmar Rådgiver i Barneurologi & Rehabilitering

Ulrika Müssener PhD Førsteamanuensis i Samfunnsmedisin, Linköpings universitet Rådgiver i Kvalitativ Metode og Analyse

Marcus Bendtsen PhD Førsteamanuensis i Biostatistikk og Folkehelse, Linköpings universitet Rådgiver i Studiedesign, Statistikk og Datasikkerhet

* HRH Kronprinsesse Victoria Barn- och Ungdomssjukhus Linköpings Universitetssjukhus