Badanie Kultywowania Aktywności, Zaangażowania, Tolerancji i Podnoszenia Na Duchu – dla Dzieci z Przewlekłym Bólem (CACTUS)

TŁO Długotrwały ból, definiowany jako trwający dłużej niż 3 miesiące, jest powszechny w dzieciństwie. Około 8-10% wszystkich dzieci i młodzieży doświadcza długotrwałego cierpienia fizycznego i psychicznego oraz obniżonego poziomu funkcjonowania z powodu bólu. Ostatnio opublikowane badanie długoterminowej obserwacji wskazuje na ponure perspektywy na przyszłość z wyraźnie zwiększonym ryzykiem niskiego poziomu wykształcenia, braku sukcesów w życiu zawodowym i gorszego zdrowia psychicznego. Dlaczego młodzież rozwija długotrwały ból, nie jest w pełni zrozumiałe. Biopsychospołeczna patogeneza jest prawdopodobnie wieloczynnikowa, a dysfunkcyjne sposoby radzenia sobie ze stresem wydają się odgrywać kluczową rolę zarówno w początku, jak i utrzymywaniu się bólu.

Istnieje znacznie mniejsze wsparcie naukowe dla metod leczenia zalecanych dzieciom i młodzieży w porównaniu ze stanem wiedzy dla dorosłych. W swoich wytycznych z 2020 roku WHO również podkreśliła potrzebę badań nad innowacyjnymi metodami dostarczania fizjoterapii i interwencji psychologicznych, w tym aplikacji mobilnych, aby wspierać pacjentów i ich rodziny uczestniczące w rehabilitacji bólu. Badania nowych sposobów dostarczania interwencji mogą również rzucić światło na to, jak najlepiej dostosować do dzieci i młodzieży terapie, które wykazały obiecujące efekty u dorosłych.

Jedynym leczeniem o solidnych dowodach jest interdyscyplinarna rehabilitacja multimodalna z elementami fizjoterapii i psychoterapii. Jednak rehabilitacja multimodalna jest wymagająca i dostępna tylko dla ograniczonej liczby pacjentów. W dziedzinie badań medycyny behawioralnej trwa zmiana paradygmatu, wielu klinicystów i badaczy odchodzi od krótkowzrocznego skupienia się na objawach i zamiast tego bada metody oparte na zasobach i mocnych stronach pacjentów. Dwa przykłady interwencji opartych na zasobach, które mogłyby usprawnić proces rehabilitacji, to stopniowana aktywność fizyczna i uważność, które mają to wspólne, że mogą być przepisywane i realizowane za pośrednictwem technologii cyfrowej.

Pomysł uzupełnienia rehabilitacji bólu o połączenie codziennej aktywności fizycznej i uważności jest teoretycznie wspierany przez Teorię Samodeterminacji (SDT). Według SDT zasoby i mocne strony psychologiczne budowane są w interakcji z otoczeniem, jeśli jednostka czuje się wolna, aby poruszać się w pożądanym kierunku (autonomia), czuje się zdolna do wpływania na swoją sytuację (kompetencja) i doświadcza poczucia przynależności (połączenie). Wysoki stopień autonomii stanowi również podstawę do rozwoju motywacji wewnętrznej, której potrzebują młodzi ludzie z długotrwałym bólem, jeśli zmiany w stylu życia i strategiach mają być trwałe w czasie.

Projekt CACTUS ma na celu zmodyfikowanie tych interwencji w skuteczne cyfrowe uzupełnienie multimodalnej rehabilitacji bólu oraz zbadanie projektu i nowego sposobu dostarczania interwencji w randomizowanym kontrolowanym badaniu pilotażowym. Projekt będzie również badał motywację rodzin do oferowanej rehabilitacji bólu za pomocą metodologii jakościowej. Projekt opiera się na doświadczeniach i wiedzy fachowej, które grupa badawcza zdobyła podczas pracy nad kilkoma wcześniejszymi badaniami interwencji psychologicznych, które były oparte zarówno na rehabilitacji szpitalnej, jak i różnych platformach cyfrowych.

PYTANIA BADAWCZE I HIPOTEZY Ogólnym celem projektu CACTUS jest zbadanie potencjału cyfrowo przepisywanej aktywności fizycznej i uważności – które wykazały obiecujące wyniki u dorosłych pacjentów – jako zintegrowanych części multimodalnej rehabilitacji bólu dla młodzieży w wieku 13-18 lat oraz zwiększenie zrozumienia, jak można wzmocnić motywację do udziału.

Pierwsza hipoteza zakłada, że młodzież może odnieść takie same korzyści z codziennej aktywności fizycznej i ćwiczeń uważności jak dorośli, ale wymagane są adaptacje w sposobie przepisywania interwencji, aby dotrzeć do pacjentów i ich zmotywować. Druga hipoteza zakłada, że jest całkowicie możliwe, aby młodzież ćwiczyła samodzielnie przy wsparciu aplikacji mobilnej. Trzecia hipoteza zakłada, że aktywność fizyczna i uważność mają efekty synergiczne, jeśli są połączone w czasie i przestrzeni. Dzieje się tak, ponieważ aktywność fizyczna wzmacnia uczenie się i koncentrację, co może katalizować nabywanie nowych perspektyw i strategii, podczas gdy uważność może przyczynić się do utrzymania motywacji do codziennego ruchu i zmniejszyć ryzyko rezygnacji w obliczu tymczasowych niepowodzeń.

Długoterminowym celem projektu jest dalszy rozwój i ocena interwencji badania oraz nowego cyfrowego sposobu przepisywania części rehabilitacji, co ostatecznie może zwiększyć dostępność i odsetek pacjentów osiągających pozytywne wyniki. Drugim celem jest generowanie wiedzy i wglądu w to, co motywuje młodych ludzi do zaangażowania się w ich rehabilitację, co może pomóc uczynić multimodalną rehabilitację bólu bardziej skuteczną.

Projekt jest zaprojektowany tak, aby dowiedzieć się, czy skrócony okres rehabilitacji bólu, uzupełniony cyfrowo dostarczaną aktywnością fizyczną i uważnością, jest równie skuteczny jak dłuższy okres tradycyjnego leczenia. Wyrażone jako precyzyjne pytanie badawcze: Czy 6 tygodni multimodalnej rehabilitacji bólu plus 6 tygodni treningu aktywności fizycznej i uważności – przepisanych za pośrednictwem aplikacji mobilnej – jest tak samo skuteczne i bezpieczne jak 12 tygodni regularnej rehabilitacji bólu?

PROJEKT BADANIA Część ilościowa projektu CACTUS jest zatem zaprojektowana jako randomizowane kontrolowane badanie nieróżniące się. Patrz Rysunek 1 poniżej. Około 60 pacjentów w wieku 13-18 lat będzie rekrutowanych kolejno i randomizowanych do rozpoczęcia rehabilitacji z 6 tygodniami aktywności fizycznej i uważności, a następnie poddania się 6 tygodniom multimodalnej rehabilitacji bólu lub otrzymania opieki zgodnie ze zwykłym harmonogramem (12 tygodni).

Połowa pacjentów w grupie interwencyjnej rozpocznie od 2-dniowego wprowadzenia, a połowa otrzyma godzinne wprowadzenie. Rehabilitacja multimodalna, którą obie grupy otrzymują w różnej ilości, będzie zapewniana przez ten sam zespół opiekunów w Klinice Dziecięcej, Klinice Uniwersyteckiej w Linköping. Liderem projektu będzie zatem Region Östergötland.

WIELKOŚĆ POPULACJI Badacze założyli średnie szacunki pacjentów dla pierwszorzędowej miary wyniku WASAS-Y (patrz Miary wyników poniżej) i hipotetyczną różnicę między dwiema grupami wynoszącą 10%, co uważa się za klinicznie znaczącą różnicę. Przy prawdopodobieństwie fałszywie pozytywnym (alfa) 0,05 i mocy 80% dało to szacowaną minimalną całkowitą wielkość populacji 42 uczestników badania. Aby stworzyć marginesy dla rezygnacji i dopasować badanie do zakresu działań zespołu ds. bólu, badacze będą dążyć do włączenia około 60 pacjentów. Wykorzystanie sekwencyjnego monitorowania, poprzez analizę rozkładu prawdopodobieństwa bayesowskiego, oznacza, że badacze będą mogli zmniejszać lub zwiększać liczbę uczestników badania w trakcie. Ma to na celu zmniejszenie ryzyka zarówno nadmiernej, jak i niedostatecznej rekrutacji oraz umożliwienie zestawienia danych pilotażowych z ograniczonej populacji (10-15 pacjentów), które mogą stanowić podstawę do sfinansowania projektu badawczego, a także zapewnić bezpieczeństwo uczestnika badania. Biorąc pod uwagę, ilu pacjentów zespół ds. bólu przewlekłego (Klinika Dziecięca, US Linköping) przyjmuje rocznie (około 40), szacuje się, że rekrutacja 60 uczestników badania zajmie 2 lata. Planowany początek badania to luty 2026, a rekrutacja zostanie zakończona w pierwszych miesiącach 2028.

INTERWENCJE Uczestnicy, którzy zostaną randomizowani do grupy interwencyjnej, otrzymają 6 tygodni codziennych ćwiczeń fizycznych i uważności w domu za pośrednictwem aplikacji mobilnej; w pełni rozwinięty i przetestowany pilotażowo prototyp o nazwie Phystic. Następnie otrzymają regularną multimodalną rehabilitację bólu przez 6 tygodni. Podczas 12-tygodniowego okresu obserwacji uczestnikom zaleca się kontynuowanie codziennych ćwiczeń, ale w tym okresie będą mogli swobodnie wybierać z treningów dostępnych w aplikacji mobilnej.

Ćwiczenia domowe będą inicjowane na dwa różne sposoby. Albo poprzez godzinne spotkanie w szpitalu, albo poprzez bardziej intensywne dwudniowe wprowadzenie, które obejmuje również edukację na temat bólu oraz prowadzone treningi fizyczne i mentalne zgodnie z tymi samymi zasadami co ćwiczenia zawarte w aplikacji mobilnej. Uczestnikom grupy interwencyjnej będzie przepisywany trening aktywności fizycznej dnia i dodatkowe ćwiczenie dnia z prowadzoną uważnością pięć dni w tygodniu za pośrednictwem aplikacji mobilnej. Aplikacja oferuje możliwość wyboru dnia odpoczynku, a uczestnik jest wtedy zachęcany do wykonania krótkiego ćwiczenia stymulującego relaksację i regenerację. Poprzez funkcję czatu w aplikacji mobilnej uczestnicy badania będą mogli zadawać pytania i otrzymywać zachęcające informacje zwrotne od wybranego pracownika służby zdrowia (fizjoterapeuty lub psychologa).

Aplikacja mobilna została opracowana jako projekt innowacyjny na Uniwersytecie w Linköping i jest kompatybilna z dwoma najczęstszymi systemami operacyjnymi urządzeń mobilnych (iOS i Android). System obejmuje również sztangę ze stali nierdzewnej z amortyzującymi końcówkami. System był testowany w dwóch różnych badaniach pilotażowych z udziałem młodzieży z otyłością i rakiem od jesieni 2023 roku, a wywiady wykazały, że większość opisuje pozytywne doświadczenia z treningu przy użyciu aplikacji. Instruktorami są głównie licencjonowani pracownicy służby zdrowia (fizjoterapeuci, psycholodzy, lekarze) z dużym doświadczeniem w pracy z młodzieżą i młodymi dorosłymi. Obecnie dostępnych jest około 50 filmów instruktażowych o różnej długości i intensywności, obejmujących kondycję, siłę, mobilność, jogę oraz prowadzone ćwiczenia uważności i oddechowe.

Grupa kontrolna otrzymuje regularną multimodalną rehabilitację bólu przez 12 tygodni, co oznacza, że otrzymują opiekę przez taki sam czas jak grupa interwencyjna, ale dwa razy więcej interdyscyplinarnego multimodalnego leczenia szpitalnego. Zamiast aplikacji mobilnej grupa kontrolna otrzymuje kalendarz aktywności, który umożliwia rejestrację codziennych aktywności, losowe pomiary samopoczucia (ból i satysfakcja z życia) oraz sposób zbierania danych jakościowych (swobodne pisanie na podstawie otwartych pytań) w sposób podobny do zbierania danych jakościowych w aplikacji mobilnej.

ANALIZA DANYCH Zarówno pozytywne, jak i negatywne efekty interwencji będą oceniane przy użyciu rozkładów prawdopodobieństwa bayesowskiego. Z dokumentacji medycznej pacjentów badacze zbiorą dane na temat chorób współistniejących, leczenia farmakologicznego oraz ile wizyt szpitalnych każdy uczestnik badania odbył podczas swojej rehabilitacji bólu. Informacje na temat liczby nawrotów podczas fazy obserwacji (12 tygodni) również będą uzyskiwane z dokumentacji medycznej.

ASPERTY ETYCZNE Wcześniejsze badania wykazały, że dwa podskładniki interwencji projektu (aktywność fizyczna i uważność) wiążą się z bardzo niewielkim ryzykiem. Aktywność fizyczna nigdy nie jest całkowicie pozbawiona ryzyka, ale sesje treningowe w aplikacji mobilnej są instruowane przez fizjoterapeutów z doświadczeniem w instruowaniu dzieci i młodzieży, a korzystanie z aplikacji mobilnej uważa się za ogólnie mniej ryzykowne niż wiele codziennych sytuacji, takich jak zajęcia sportowe w szkole czy sporty rekreacyjne. Fakt, że uczestnicy grupy interwencyjnej muszą czekać sześć tygodni na fizjoterapię i psychoterapię, uważa się za ograniczone ryzyko, ponieważ uczestnik badania ma kontakt telefoniczny z zespołem i otrzymuje wsparcie, aby rozpocząć kilka procesów zmian, które mogą być korzystne. Wszelkie przetwarzanie danych osobowych będzie prowadzone zgodnie z zasadami RODO. Aplikacja mobilna przechowuje informacje o statystykach użytkowników i tekst pisany w różnych ćwiczeniach, ale w tym badaniu odbywa się to głównie na urządzeniu uczestnika. W związku z gromadzeniem dane będą anonimizowane. Ogólnie rzecz biorąc, uważa się, że korzyści z udziału w projekcie znacznie przewyższają ryzyko.

ZNACZENIE KLINICZNE Projekt CACTUS mógłby wypełnić niektóre luki w wiedzy, które istnieją dotyczące wpływu ćwiczeń fizycznych i uważności na młodzież cierpiącą na przewlekły ból. Jeśli wyniki projektu pokażą, że nowe zasady leczenia i nowa technologia są skuteczne i cenione przez pacjentów, znacznie więcej młodych ludzi mogłoby otrzymać szybką i skuteczną pomoc w problemach z bólem. Część jakościowa projektu, która ma na celu lepsze zrozumienie motywacji do udziału w procesie rehabilitacji, mogłaby wygenerować ważne spostrzeżenia, które mogą stanowić podstawę do dalszego rozwoju opieki nad młodymi ludźmi z długotrwałym bólem. Długoterminową wizją projektu CACTUS jest dalszy rozwój aplikacji mobilnej i jej treści w pełni cyfrowe i dostosowane leczenie łagodnych do umiarkowanych problemów z bólem. Takie rozwiązanie ma duży potencjał, aby dotrzeć do znacznie większej liczby pacjentów, a tym samym uczynić opiekę bardziej sprawiedliwą i opłacalną. Ogólnie rzecz biorąc, wyniki projektu badawczego mogłyby przyczynić się do tego, że duża liczba młodych ludzi otrzyma lepszą i bardziej skoncentrowaną na osobie rehabilitację bólu.

UPOWSZECHNIANIE I WDRAŻANIE WYNIKÓW PROJEKTU Wyniki z projektu CACTUS zostaną opublikowane w co najmniej dwóch recenzowanych artykułach naukowych. Wyniki będą również prezentowane na jednym lub więcej spotkaniach naukowych. Ponadto części wyników projektu zostaną zaprezentowane na spotkaniach naukowych organizowanych przez Szwedzkie Stowarzyszenie Bólu Dziecięcego oraz w szpitalach współpracujących z zespołem ds. długotrwałego bólu w regionie opieki zdrowotnej południowo-wschodnim i kierujących do niego pacjentów.

HARMONOGRAM 2024 Zgłoszenie do Szwedzkiego Urzędu ds. Etyki Badań. 2025 Przygotowanie rekrutacji i dopracowanie rozwiązań technicznych. 2026 Rozpoczęcie rekrutacji, obserwacji i zbierania danych. Zakończenie projektu. 2027 Kontynuacja rekrutacji, obserwacji i zbierania danych. 2028 Zakończenie projektu.

GRUPA BADAWCZA Oskar Lundgren MD, Ph.D, MSc – Główny Badacz Starszy Wykładowca Pediatrii, Uniwersytet w Linköping Nauczyciel (stopień 3) Redukcji Stresu Opartej na Uważności (MBSR). Główny Lekarz, Zespół ds. Bólu Przewlekłego i Zespół Rehabilitacji Pediatrycznej* Kierownik Projektu, Projekt Innowacyjny Phystic

Eva Shaerling, Pielęgniarka Dyplomowana Specjalistyczna Pielęgniarka Medycyny Rehabilitacyjnej Lider Zespołu, Zespół ds. Bólu Przewlekłego*

Potencjalny Doktorant Erik Nilsson, Psycholog Zarejestrowany Potencjalny Doktorant

Hanna Tigerstrand Grewnert, PhD, Fizjoterapeutka Starszy Wykładowca Fizjoterapii, Uniwersytet w Linköping Doradca ds. treningu fizycznego i zaangażowana w projekt Phystic

Maria Gyris MD Główny Lekarz, Specjalista Neurologii Dziecięcej Szpital Västerviks, Region Kalmar Doradca ds. Neurologii Dziecięcej i Rehabilitacji

Ulrika Müssener PhD Profesor Nadzwyczajny Medycyny Społecznościowej, Uniwersytet w Linköping Doradca ds. Metod i Analizy Jakościowej

Marcus Bendtsen PhD Profesor Nadzwyczajny Biostatystyki i Zdrowia Publicznego, Uniwersytet w Linköping Doradca ds. Projektu Badania, Statystyki i Bezpieczeństwa Danych

* Szpital Dziecięcy i Młodzieżowy Jej Królewskiej Wysokości Następczyni Tronu Księżniczki Wiktorii Szpital Uniwersytecki w Linköping