遠隔リハビリテーション プログラム: 自閉症スペクトラム障害を持つ子供のための革新的で持続可能な早期介入サービス

シンガポールでは、自閉症スペクトラム障害 (ASD) は、0 ～ 14 歳の子供の疾病負担で第 1 位にランクされています。 国立大学病院の小児発達病棟は、年間 3,000 人の子供にサービスを提供しており、そのうち 25 ～ 30% の子供が ASD と診断されています。 セラピストの役割は、コミュニティベースの早期介入センター (EIPIC) に入る前に、これらの子供たちに暫定的な治療を提供することです。EIPIC では、現在 6 ～ 9 か月の待ち時間があります。 私たちの一時的なケアの現在の制限には、長い待ち時間、家族への高額な費用、患者にサービスを提供する人員とスペースの不足、仕事のコミットメントによる親の関与の欠如、頻繁に必要な病院内治療に参加する親の困難、患者を一般化することの難しさなどがあります。家庭/コミュニティ設定への治療 (効果の低下)。 現在、クリニックベースの環境には学習発達のための自然環境が含まれていないため、自発的な一般化は課題であり、子供の転帰に影響を与えます. 標準的な介入では、セラピストが自然なルーチンの中で子供の行動やスキルを観察したり、促進したりすることはできません. 遠隔リハビリテーションに関する以前の研究は、それが子供にとって最良の結果を保証することを示しています. セラピストが家庭環境でこれらのルーチンの間に子供を観察し、意味のある適切な戦略をリアルタイムで提供するための最良のモダリティを提供します. 標準的な治療にもかかわらず、親のトレーニングの期待される重要な結果は達成されていません。 重要な要因は、実生活の中でのコンテンツや子供との交流について、より多くの指導と練習を親に提供する必要があることです。 Telerehab は、家庭環境 (自然環境) 内での親のコーチングのためのより持続的な機会の提供を容易にします。 診療所ベースの介入モデルでは、子供たちを新しい環境に移行させる必要があります。 自閉症児が日常生活や環境の変化に不寛容であることはよく知られています。通常、激越または不安の急性症状を呈します。 彼らはしばしば臨床環境で苦しんでおり、親や専門家が早期介入プログラムを続けることを困難にしています. Telerehab は、子供の安全で安全な自然な家庭環境への早期介入を提供し、移行の課題を回避します。 臨床現場で提供される早期介入サービスは、多くの場合、介護者が 1 人しかいない状態で提供されます。 ロジスティクスと旅費が原因で、早期介入コーチング プログラムに複数の介護者が参加することが妨げられています。 Telerehab を使用すると、複数の介護者が早期介入に参加し、専門家による電話会議サポートを通じて能力を構築することが可能になります。 在宅介入の以前のモデルでは、範囲が限られているプロバイダーに高いコストがかかることがわかりました。 専門家による家庭訪問は、移動時間、移動費用の形で費用が発生するため、これでカバーされる家族の数は限られています。 Telerehab は、高額な費用をかけずに、より広い範囲で在宅介入の影響を最大化します。 Telerehab による早期介入 (EI) の費用は、家族が支払う診療所ベースの介入の現在の費用に似ています。 発生するコストは、本質的に技術投資と専門的な人材投資です。 現在の EI の期間は 16 時間で、年間 150 件の新規紹介の現在の CDU ケースロードに基づいて、各家族で最大 20 週間持続可能です。 Telerehab は、コア介入を 47 週間にわたって 16 時間維持することを提案しており、持続可能性が向上し、生産性の向上にも貢献しています。 これは Telerehab プログラムのスケーラビリティを示しています。

早期介入治療の現在の標準プログラムは、英国で実施された自閉症研究プロジェクトの結果から開発された早期介入のフレームワークである Foundational Skills Curriculum (FSC) に基づくクリニック内療法です。 このフレームワークは、遊び、社会的相互作用、およびコミュニケーションという 3 つの主要な発達領域 (141 項目にわたる) における子供の機能を理解するための明確かつ体系的なアプローチを提供します。

テレリハビリ プログラムでは、FSC を使用したビデオ会議を通じて、親に EI に関するコーチングを提供します。 テレリハビリテーション プログラムは、EI における親の能力を構築するための実行可能で受け入れ可能な媒体としてビデオ会議 (VC) を開発することにより、サービスへのアクセスを改善し、子供とその家族の自然環境への介入を促進することを目的としています。 具体的なサービス モデルの目標は、サービス効率の向上を実現することです (つまり、 現在の実践と比較して、完了した介入コースごとの合計時間とリソースの使用率を削減します)。患者の総コストと非金銭的障壁を削減します（つまり、 アクセス）、および完了したコースごとの医療システムへの総費用（つまり 持続可能性) を実現し、プロバイダーの生産性を向上させ、それによって費用対効果を向上させます (つまり、 単位成果あたりのコスト削減)。

実施戦略と患者フロー CDU はポリクリニックから ASD のリスクのある子供の紹介を受けています。 これらの紹介は、発達小児科医による発達評価のためにスケジュールされます。 ベースライン評価は、プログラムと標準ケアの下で実施されます。 評価研究に登録された子供たちは、その後、標準プログラム（クリニックベースの治療）または遠隔リハビリプログラムのいずれかを継続します. 標準プログラムと遠隔リハビリテーションの両方の訪問と介入ブロックの種類に関する患者のプログラム スケジュールは、付録 1: プログラム スケジュールに示されています。 クリニック ベースの介入セッションの期間は 60 分、VC ベースの介入セッションの期間は 45 分です。

ベースライン評価訪問0/1：DSM-5基準に基づく発達小児科医による臨床評価でASDのリスクがあることが判明した子供は、この研究に紹介されます。 インフォームドコンセントは、研究関連の活動を受ける前に取得されます。

訪問 2 ～ 3: 訪問 0 または 1 で親の同意が得られたら、子供は MSEL および ADOS で評価されます。 ただし、MSEL 評価は、臨床の日常業務の一環として、インフォームド コンセントの前に実施される場合があります。 参加者は、Vineland Adaptive Behavior Scales (VABS-III) および Parenting Stress Index-Short Form (PSI-SF) についても評価されます。 ADOSの自閉症の基準を満たし、除外基準のいずれも持たない子供は、研究への参加が提案されます。

訪問 4: 上記の評価が完了すると、小児科医は MSEL および ADOS レポートを両親と共有し、子供が選択基準を満たしている場合に研究への登録を確認します。 子供がそうしない場合、研究外の標準的なケアに紹介されます。 両親が研究に参加することに同意した子供は、ブロック無作為化を使用して、遠隔リハビリ プログラム (実験群) または標準プログラム (対照群) のいずれかに無作為に割り当てられます。 小児科医は、割り当てられた研究部門を両親に通知します。

訪問 5a: FSC、Joint Engagement Rating Inventory (JERI)、子供の日課 (親との面談)、および家族の早期介入の生活の質 (FEIQoL) に基づく初期評価がすべてに対して完了します。 保護者は、人口統計および費用に関する簡単な調査にも参加します。 保護者が診療所でのセッション中にアンケートに回答できない場合は、メールでアンケートが送信されるか、電話で質問に回答するよう求められます。 保護者は、標準的なケアの有効性を評価するための (半構造化された詳細な) インタビューに参加するよう招待される場合もあります。

訪問 5b: 遠隔リハビリ グループの場合、最初の評価と観察は、2 つの設定 (1 つはクリニック ベース、もう 1 つは VC を使用) を通じて収集されます。 後者は、自然な家庭環境の中で子供が発揮する親子の相互作用とスキルを観察するために行われます。 VC の評価と介入は、MOHH 委託の VC プラットフォームを使用して実施されます。 このプラットフォームにより、セラピストと保護者はリアルタイムでお互いを見たり、聞いたり、コミュニケーションしたりできます。 セラピストはクリニックのウェブカメラを備えたオフィスのコンピューターからプログラムにアクセスしますが、保護者は自宅からプログラムにアクセスします。 VC に必要な機器を持っていない保護者には、ノートブック コンピューターと必要なアクセサリが提供されます。 VC 機器の使用と手入れに関するオリエンテーションが提供されます。

訪問 6: 両方のプログラムの子供の保護者は、保護者教育ワークショップに参加します。 このワークショップでは、早期介入における親とセラピストの役割、子供が発達中に困難を抱えている重要な領域、子供の学習を促進するための日課の使用、および日課に組み込むことができる戦略について議論します。 保護者がワークショップに参加しないことを選択した場合、または予定されているワークショップに参加できない場合でも、保護者は介入段階に進むことができます。 ワークショップに参加できない保護者には、ワークショップを次の利用可能な日に再スケジュールするよう通知し、トレーニング スライドと資料を電子メールで送信して読んでもらいます。 両親はまた、セラピストとのその後の訪問中に、さらなる説明を求める機会を持つことになります.

介入: 標準プログラム 初期評価結果に基づく発達状態に関する子供のプロファイルと個別介入計画 (IIP) について、セラピストが保護者と話し合います。 セラピストは、クリニックベースの遊びの活動の文脈で両親を指導し、両親が自宅でプログラムをフォローアップできる状況と家庭での活動を両親が特定できるように支援します. 子供とその保護者は、保護者が自宅で練習する機会を得られるように、3 つの介入ブロックに分けられた、各 60 分の 16 の診療所ベースの介入セッションで構成される標準プログラムを受けます。 この取り決めにより、予定されたセッションに参加できなかった保護者は、休憩中に補習セッションを受けることもできます。 介入セッションは、親に力を与え、家で子供と関わるためのスキルと戦略を身につけさせます. このプログラムには行動介入と保護者のコーチングが含まれているため、親子の積極的な参加が各セッションの鍵となります。 ただし、子供/親またはセラピストが体調を崩しているという現実的な課題、または親が仕事関連のコミットメントを持っている場合、一部の訪問の再スケジュールまたはキャンセルが必要になる場合があります. これらは、子供の健康や研究に悪影響を与えるとは予想されていません。

介入: Telerehab Program 介入は、各 60 分の 2 つの診療所ベースの介入セッションで開始され、関係のある家族中心の実践、初期評価に基づく IIP の共同決定と計画に従事する適切な機会を提供し、基礎として効果的な戦略を探求します。 VC を介したその後のやり取りとコーチング。

設定: 介入セッションの前に、セラピストと保護者は話し合って、親子の相互作用と活動を遮るもののない明確なビューを提供する、選択したデバイスを配置するのに適した実行可能な場所を特定します。 16 セッションの場合、セラピストと保護者は、VC コールのために MOHH VC ポータルにログオンします。

VC セッションは、クリニックの子供のセラピストによってリモートで提供されます。 VC に必要な機器を持っていない保護者には、ノート PC と無指向性マイクが提供されます。 MOHH 委託の VC プラットフォームは、ホーム セッションの観察と保護者への指導に使用されます。 保護者は、コミュニケーションにワイヤレス ヘッドセットを使用しながら、コンピューターの Web カメラを家の選択したアクティビティ エリアに向けます。 無指向性ポータブル マイクは、日常的な家庭活動の近くに配置されます。これにより、セラピストは、子供が関与する特定の日常生活の中で、親子の相互作用のダイナミクスを明確に見て、聞き、理解することができます。

Telerehab セッションは、オンライン通信、同意、守秘義務など、コンピューターを介した介入の倫理的および実践的ガイドラインに従います。プライバシーとセキュリティの問題、口頭および非口頭のフィードバック。

戦略: 親は、遊びの活動や日常生活の中で、証拠に基づいた戦略 (例: 子供のリードに従う、模倣する、モデル化する、コミュニケーションの誘惑、遊び心のある障害物に従う) を使用するように訓練されます。

アプローチ: 介入セッションは、FSC および親のコーチング プロトコルでトレーニングを受けたセラピストによって提供されます。 家庭での活動中の親子の交流は、MOHH から委託された VC プラットフォームを通じて観察されます。 保護者は、子供の注意力とモチベーションを高めることを目的とした戦略を使用して、子供と対話することを奨励されます, 交代ルーチン, 共同注意の開始と対応, コミュニケーションなど. セッションは、共同練習プロトコルに従います. プロトコルは、セッション構造の概要を提供します (つまり、 新しいトピックと戦略のチェックイン、レビュー、観察、反省、説明とコーチング、目標の設定、家庭でのフォローアップ計画と締めくくり）。

セッションの開始時に、過去のトピックからの保護者の進捗状況およびその他の最新情報が確認され、5 ～ 10 分間議論されます。 その後、10分間の親子遊びが続きます。 このアクティビティにより、セラピストは、前回のセッションのコーチングから介入を実施する際の親の能力 (つまり、戦略の目標と効果的な使用) を観察することができます。 行われた観察に基づいて、セラピストは、IIP の特定の学習目標の達成を促進するための戦略を使用する上で、保護者の自信と能力を強化するために、さらに指導します。 各セッションの最後の 10 ～ 15 分間で、セラピストは保護者からのフィードバックを求めて、保護者が介入計画を実行する際の明快さ、快適さ、自信を理解し、必要に応じてさらに情報や情報を提供します。 セラピストは、家庭で介入を実施する際に直面する、または予想される課題にも対処します。 セラピストは、親が特定した少なくとも 2 つの遊びまたは日課 (自然に発生する機会) を使用して介入計画を実施するために、親と話し合います。 成人学習の原則は、セラピストによって採用され、計画と介入の実施への積極的な参加を促進します。 クリニックベースのセッションの場合、お子様と保護者が落ち着いてセラピストの部屋に出入りできるように、さらに 15 分間が割り当てられます。

データ収集: すべての被験者について、4 つの特定の時点、つまりベースライン、2 つの中間レビュー、および最終レビューで、親子のやり取りのビデオ録画が行われます。 テレリハビリテーション アームの子供たちに固有の追加のビデオ録画は、オンサイト レビュー セッションごとに VC を介して行われ、プログラムの期間全体で合計 8 つのビデオ録画時間ポイントになります。 記録されたビデオはダウンロードされ、機関のデータ保護およびセキュリティ チームによって承認された、パスワードで暗号化されたハード ドライブに転送されます。 これらの記録には、機関のアカウントを持つ承認されたチーム メンバーと外部の評価者のみがアクセスできます。 これらは、JERI、NDBI-Fi での評価、および評価者間の信頼性評価に使用されます。

親が提供する治療（在宅） 各介入セッションの終わりと各介入ブロックの終わりに、保護者が実施する計画を作成するために共同討論が行われます。 これには、組み込まれる機能目標、親が指導されて使用される特定の戦略、および親が実装する予定の家庭のルーチンが含まれます. 戦略の説明、ルーティーンへの組み込み例、計画に関する文書などの介入関連のリソースは、参照用に保護者と共有されます。

プログラムのタイムライン 評価、介入、およびレビューの時間枠を設定することは重要ですが、この研究は、臨床サービスの通常の運用条件下で実施されます。 継続のために各セッションに同じセラピストを配置するという標準的な慣行が採用されます。 スケジューリングの課題は避けられないフィールド条件です。 これは、子供/家族またはセラピストが体調不良の場合など、セッションのスケジュールを変更する必要があるため、さらに複雑になります。 これらの理由から、各介入ブロックを完了するまでの時間は、子供ごとにわずかに異なる場合があります。 また、介入群と​​対照群の間でも異なる場合があります。

一般に、スケジュールの遅延が発生した場合、参加者は研究の次の段階に進みます (つまり、 前のフェーズで計画されたすべてのセッションを完了した場合にのみ (たとえば、介入は、すべてのベースライン評価が完了した後にのみ開始されます)。 これらは研究デザインの限界として認識されており、研究結果を解釈する際に考慮されます。

フォローアップとレビュー (標準プログラムとテレリハビリ プログラム) 中間進捗レビュー: 訪問 7 から訪問 11 小児科医のレビュー (2 回の訪問): 小児科医は、子供の一般的な発達プロファイル、進歩、および子供と家族のニーズをレビューします。 臨床医は、必要に応じて適切な推奨と紹介を行います。

セラピスト レビュー (2 回の訪問): セラピストは、FSC および JERI で子供の発達プロファイルをレビューして、介入計画の進捗状況を追跡し、プログラム評価を行います。 これらのレビュー中に、調査チームのメンバーによる保護者との費用調査も実施され、世帯収入と費用負担の変化を特定します。 保護者がセッション中にアンケートに回答できない場合は、メールでアンケートが送信されるか、電話で質問に回答するよう求められます。

ミッドポイント IIP レビュー: セラピストは、ベースライン評価後に作成された個別介入計画 (IIP) に基づいて子供をレビューし、さらなる介入の計画を立てます。

最終的なレビューと評価: 訪問 12 から 14 最終的なレビューと評価は、3 つのセッションにわたって行われます。参加者の空き状況とセラピストのスケジュールに応じて、任意の順序で行うことができます。

セラピストによる最終審査: 子供はベースライン評価尺度で評価されます。 保護者には、保護者満足度調査、費用調査、および FEIQoL 調査も提供されます。 保護者が診療所でのセッション中にアンケートに回答できない場合は、メールでアンケートが送信されるか、電話で質問に回答するよう求められます。 遠隔リハビリ グループの子供には、診療所ベースの評価に加えて VC レビューがあります。

看護師の評価: 子供は MSEL で評価されます。 親のストレス指数は、この評価の一部として管理されます。

心理学者の評価: VABS-III は、この評価のために親に投与されます。

最終小児科医のレビュー: 訪問 15 この最後の小児科医の訪問は、小児科医が評価に関するレポートを共有し、進行状況と子供と家族のさらなるニーズについて話し合うためのものです。

早期介入プログラムへの移行 CDU は、EIPIC (または民間の早期介入サービス) への登録を保留している子供たちに暫定的な治療を提供します。 通常の状況では、子供は評価されているため、登録後最初の 10 週間は EIPIC からの介入はありません。 この移行期間中、子供は標準的な臨床診療に従って CDU 介入を受け続けます。 そのため、この研究の子供たちは、EIPIC 登録後 10 週間、介入を受け続けます。 同様に、私的介入サービスに移された参加者は、私的サービスで介入を受け始めていない限り、研究プロトコルに従って介入を受け続けます。

また、子供は、EIPIC または民間サービスに登録されているかどうかに関係なく、7 歳まで医師の管理下にある CDU 患者として残ります。 そのため、EIPIC に転送された研究参加者は、中間進捗レビューおよび最終レビューと評価のプロトコルに従って引き続き評価されます。 可能な限り、これらの評価は、標準治療の一環として CDU での医師のフォローアップと一致するようにスケジュールされます。

(i) この研究は、2 つのプログラム間の MSEL の変化を比較するための非劣性研究として設計されています。

研究者は、テレリハビリテーション プログラム群の被験者の MSEL スコアの変化は、標準プログラム群のそれより 1.5 単位だけわずかに良いと予想しました。 MSEL スコアの変化の SD を 15 単位、同等範囲として 5 単位と仮定すると、80% の検出力と 5% の有意水準で 132 人の被験者 (各アームで 66 人) を採用するのに十分です。 調査員は、撤退を検討した後、合計200人の被験者（各アームに100人）を募集することを決定し、フォローアップに失敗しました. ブロック無作為化は、採用された被験者を介入の1つに割り当てるために使用されます。 無作為化リストは研究統計学者によって作成され、封筒が用意されます。 半構造化された詳細なインタビューのために、両方のグループから 10 人の保護者が募集されます。 調査員は、定性的なテーマの飽和に達するのに十分な数であると予想されるため、インタビューのために合計20人の保護者を募集することを目指しています. セラピーの実施に関与する最大 5 人のセラピストが、フォーカス グループ ディスカッションに参加します。 研究者は、研究に募集された患者のケアの調整および/または監督に関与しているプログラムスタッフ (小児科医、研究コーディネーター、患者サービスアソシエイト) との詳細なインタビューを行います。 調査員は最大 10 人のスタッフを募集します。 (ii) 研究は定期的なケアと手術の一環として実施されるため、プロトコルの逸脱が発生する可能性がある実際的な制約があります。 保護者による予定の変更 (例: 仕事の制約、子供の病気、その他のイベントによる）または予定の不履行は避けられません。 したがって、プロトコルごとの分析では、研究アームに割り当てられた意図した治療セッションの 80% を完了していない参加者として定義される主要なプロトコル偏差を持つ参加者のみが除外されます。 これは、対照群の参加者が 10 回の診療所ベースのセッションのうち少なくとも 8 回に参加する必要があることを意味します。 残りの 2 つのセッションでは、参加者は (COVID-19 パンデミックのため) ビデオ会議を通じて参加するか、予約を逃すことができます。 無作為化試験では、試験は非劣性試験であるため、プロトコルごとに統計分析が行われます。 上記で定義された主要なプロトコルからの逸脱がある被験者は、最終分析から除外されます。 すべての人口統計学的、臨床的、およびコスト特性が記述的に分析されます。 数値変数については平均 (SD) または中央値 (範囲) のどちらか適切な方が報告され、カテゴリ変数については N (%) が報告されます。 T 検定、または Mann-Whitney U 検定を使用して、2 つのアーム間の MSEL スコアの変化を比較します。 平均差と 95% CI が推定されます。 95% CI の下限が -5 を超える場合、非劣性が宣言されます。 親子の関与の質、親のストレス指数スコア、および適応スコアの変化は、2 サンプル T 検定またはマンホイットニー U 検定のいずれか適切な方を使用して比較されます。 線形回帰を使用して共変量を調整します。

費用対効果を調べるために、治験責任医師は、治療群と対照群の間でリソースの使用率を比較し、直接的な医療費の観点と社会的な観点からリソースと費用の差を絶対的に推定します (直接の移動費と間接的な費用を含む)。親の時間の）。 試験は非劣性に焦点を当てているため、費用対効果の評価は、介入が標準治療と比較して費用を節約できるかどうかに依存します。 調査官はまた、増分費用対効果比を取り巻く不確実性を定量化するためにモデリング推定を実行します。

インタビューでは、応用テーマ分析を使用して収集された質的データを分析し、保護者の視点からプログラムの懸念と経験を理解します。 プロのトランスクリプショニストがデータのトランスクリプションを完了します。 逐語の標準的な操作ガイドラインとフォーマットは、主任研究者とトランスクリプショニストによって共同で確立されます。 その後、質的分析研究チームは、参加者の物語から派生した新しいテーマとサブテーマを特定する反復的かつ帰納的なプロセスを実行します。 データを最もよく説明するコードブックが開発され、コーディングと一定の比較を通じて使用され、すべてのトランスクリプトの分析のためにチームがコーダー間の信頼性を確立します。