Telerehabiliteringsprogram: En innovativ og bærekraftig tidlig intervensjonstjeneste for barn med autismespekterforstyrrelser

I Singapore er Autism Spectrum Disorders (ASD) rangert som nummer én i sykdomsbyrden for barn 0-14 år. Barneutviklingsenheten ved Nasjonalt universitetssykehus betjener 3000 barn årlig, hvorav 25-30 % av barna har fått diagnosen ASD. Terapeutrollene er å gi interimterapi for disse barna før de kommer inn i lokalsamfunnsbaserte tidlige intervensjonssentre (EIPIC), som for tiden har ventetider på 6-9 måneder. Nåværende begrensninger med vår interimpleie inkluderer lange ventetider, høye kostnader for familier, mangel på arbeidskraft og plass til å betjene pasientene, dårlig foreldreengasjement på grunn av deres arbeidsforpliktelser, foreldrevansker med å delta på hyppig, nødvendig, sykehusbehandling og vanskeligheter med å generalisere pasienten. behandling til hjemmet/samfunnet (reduserende effektivitet). Foreløpig inkluderer ikke klinikkbasert miljø naturlige miljøer for læringsutvikling, og derfor er spontan generalisering en utfordring og påvirker barnas resultater. Standardintervensjoner tillater ikke terapeuter å observere eller legge til rette for et barns atferd og ferdigheter under naturlige rutiner. Tidligere arbeid med telerehab viser at det sikrer det beste resultatet for barnet. Det gir den beste metoden for terapeuter til å observere barnet under disse rutinene i hjemmemiljøer og gi meningsfulle og relevante strategier i sanntid. Til tross for standardbehandling, har ikke forventet signifikante resultater av foreldreopplæring blitt oppnådd. Nøkkelfaktoren har vært behovet for å gi foreldrene mer instruksjon og øvelse med innholdet i virkelige øyeblikk og interaksjoner med barn. Telerehab legger til rette for å tilby mer vedvarende muligheter for foreldrecoaching i hjemmemiljøet (naturlig miljø). En klinikkbasert intervensjonsmodell krever overgang av barn til nye miljøer. Intoleransen til barn med autisme overfor endringer i rutine/miljø er velkjent; presenteres vanligvis med akutte symptomer på agitasjon eller angst. De er ofte bekymret i kliniske miljøer, noe som gjør det vanskelig for foreldre og fagpersoner å fortsette med programmet for tidlig intervensjon. Telerehab gir tidlig intervensjon i trygge og trygge naturlige hjemmekontekster for barnet og avverger dermed overgangsutfordringene. Tidlige intervensjonstjenester som tilbys i klinisk setting, gis ofte med kun én omsorgsperson til stede. Logistikk og reisekostnader forhindrer deltakelse av flere omsorgspersoner i coachingprogrammer for tidlig intervensjon. Telerehab gjør det mulig for flere omsorgspersoner å delta i tidlig intervensjon og bygge sin kapasitet gjennom telekonferansestøtte fra fagfolk. Tidligere modeller for hjemmebaserte intervensjoner har vist seg å medføre høye kostnader for tilbyderen med begrenset rekkevidde. Hjemmebesøk av fagfolk medfører utgifter i form av reisetid, reisekostnader og dermed begrenset antall familier som dekkes gjennom dette. Telerehab maksimerer effekten av hjemmebaserte intervensjoner uten høye kostnader og med større rekkevidde. Kostnaden for tidlig intervensjon (EI) gjennom Telerehab vil være lik dagens kostnader for klinikkbaserte intervensjoner betalt av familier. Kostnader som påløper er i hovedsak teknologiinvesteringer og profesjonell arbeidskraftinvestering. Nåværende varighet av EI er 16 timer, som er bærekraftig opptil 20 uker for hver familie basert på nåværende CDU-saksmengder på 150 nye henvisninger per år. Telerehab foreslår å opprettholde kjerneintervensjonen over 47 uker i en varighet på 16 timer, noe som fører til bedre bærekraft, noe som også bidrar til produktivitetsøkninger. Dette demonstrerer skalerbarheten til Telerehab-programmet.

Det nåværende standardprogrammet for tidlig intervensjonsbehandling er klinikkterapi basert på Foundational Skills Curriculum (FSC): et rammeverk for tidlig intervensjon utviklet fra resultatene av et autismeforskningsprosjekt utført i Storbritannia. Dette rammeverket gir en klar og systematisk tilnærming til å forstå barnets funksjon på 3 kjerneområder for utvikling (på tvers av 141 elementer): Lek, Sosialt samspill og Kommunikasjon.

Telerehab-programmet vil gi foreldrecoaching på EI gjennom videokonferanser ved bruk av FSC. Telerehab-programmet har som mål å forbedre tilgangen til tjenester og lette intervensjon i det naturlige miljøet til barn og deres familier ved å utvikle videokonferanser (VC) som et gjennomførbart og akseptabelt medium for å bygge foreldrenes evner i EI. De spesifikke tjenestemodellmålene er å realisere positive gevinster i tjenesteeffektivitet (dvs. redusere den totale tids- og ressursutnyttelsen per gjennomført intervensjonsforløp i forhold til dagens praksis); redusere totale kostnader og ikke-økonomiske barrierer for pasienter (dvs. tilgang) samt den totale kostnaden for helsesystemet per gjennomført kurs (dvs. bærekraft) og realisere positive gevinster i leverandørens produktivitet og dermed kostnadseffektivitet (dvs. redusert kostnad per enhet resultat oppnådd).

Implementeringsstrategier og pasientflyt CDU mottar henvisninger fra poliklinikker for barn med risiko for ASD. Disse henvisningene vil bli planlagt for en utviklingsvurdering av utviklingsbarnelege. Baselinevurderinger vil bli utført under programmet så vel som under standardbehandling. Barn som er registrert i evalueringsstudien vil da fortsette med enten standardprogrammet (klinikkbasert terapi) eller telerehab-programmet. Programplanen for pasienten når det gjelder type besøk og intervensjonsblokker for både standardprogram og telerehab er vist i vedlegg 1: Programplan. Varigheten av klinikkbaserte intervensjonsøkter vil være 60 minutter, mens varigheten av VC-baserte intervensjonsøkter vil være 45 minutter.

Baseline-vurderinger Besøk 0/1: Barn som er funnet å ha risiko for ASD ved klinisk evaluering av utviklingsbarnelege basert på DSM-5-kriteriene vil bli henvist til denne studien. Det informerte samtykket vil bli innhentet før du gjennomgår noen forskningsrelaterte aktiviteter.

Besøk 2 til 3: Etter samtykke fra foreldrene i besøk 0 eller 1, vil barnet bli vurdert på MSEL og ADOS. Imidlertid kan MSEL-vurdering utføres før informert samtykke som en del av klinisk rutinepraksis. Deltakerne vil også bli vurdert på Vineland Adaptive Behavior Scales (VABS-III) og Parenting Stress Index-Short Form (PSI-SF). Barn som oppfyller kriteriene for autisme på ADOS og ikke har noen av eksklusjonskriteriene vil få tilbud om å være en del av studien.

Besøk 4: Når de ovennevnte vurderingene er fullført, vil barnelegen dele MSEL- og ADOS-rapporten med foreldrene og bekrefte påmelding til studien hvis barnet oppfyller inklusjonskriteriene. Dersom barnet ikke gjør det, vil de bli henvist til standard omsorg utenfor studiet. Barn hvis foreldre samtykker til å delta i studien vil bli tilfeldig tildelt enten telerehab-programmet (eksperimentell arm) eller standardprogrammet (kontrollarm) ved bruk av blokkrandomisering. Barnelegen vil informere foreldrene til studiearmen som de er tildelt.

Besøk 5a: Innledende vurderinger basert på FSC, Joint Engagement Rating Inventory (JERI), barnets rutiner (foreldreintervju) og Family Early Intervention Quality of Life (FEIQoL) vil bli fullført for alle. Foreldre vil også delta i en kort demografi- og kostnadsundersøkelse. Hvis foreldrene ikke er i stand til å fullføre undersøkelsene i løpet av sin klinikkbaserte økt, vil de få tilsendt undersøkelsene via e-post eller bedt om å svare på spørsmålene over en telefonsamtale. Foreldre kan også inviteres til å delta i et (semistrukturert, dybde)intervju for å evaluere den opplevde effektiviteten av standard omsorg.

Besøk 5b: For telerehab-gruppen vil innledende vurderinger og observasjoner bli samlet gjennom 2 innstillinger, en klinikkbasert, samt en som bruker VC. Det siste gjøres for å observere foreldre-barn-interaksjoner og ferdigheter demonstrert av barnet i sammenheng med det naturlige hjemmemiljøet. VC-vurderingen og intervensjonen vil bli utført ved å bruke en MOHH-oppdragt VC-plattform. Denne plattformen lar terapeuten og foreldrene se, høre og kommunisere med hverandre live i sanntid. Terapeuten vil få tilgang til programmet fra en kontordatamaskin med et web-kamera i klinikken, mens foreldre vil få tilgang til programmet fra hjemmet sitt. Foreldre som ikke har nødvendig utstyr for VC vil bli utstyrt med bærbare datamaskiner og nødvendig tilbehør. Det vil bli gitt en orientering om bruk og stell av VC-utstyr.

Besøk 6: Foreldre til barn i begge programmene vil delta på et undervisningsverksted for foreldre. Workshopen vil diskutere foreldres og terapeuters rolle i tidlig intervensjon, nøkkelområdene barn har vansker med i utviklingen, bruk av rutiner for å tilrettelegge for barnets læring og strategier som kan forankres i rutiner. Hvis foreldre velger å ikke delta på workshopen eller ikke kan delta på den planlagte workshopen, kan foreldre fortsatt fortsette med intervensjonsfasen. Foreldre som ikke kan delta på workshopen vil bli påminnet om å flytte workshopen til neste tilgjengelige dato og vil få opplæringslysbilder og materiell sendt til dem via e-post for lesing. Foreldre vil også ha muligheter til å søke ytterligere avklaring ved påfølgende besøk hos sin behandler.

Intervensjon: Standardprogram Profilen til barnet når det gjelder utviklingsstatus basert på innledende evalueringsresultater og en individualisert intervensjonsplan (IIP) vil bli diskutert av terapeuten med foreldrene. Terapeuten vil coache foreldre i sammenheng med klinikkbaserte lekeaktiviteter og hjelpe foreldre med å identifisere kontekster og aktiviteter hjemme der foreldrene kan følge opp opplegget hjemme. Barn og deres foreldre vil få standardprogrammet som består av 16 klinikkbaserte intervensjonsøkter på 60 min hver, delt inn i 3 intervensjonsblokker, med pauser imellom slik at foreldrene får muligheter til å øve hjemme. Denne ordningen lar også foreldre som har gått glipp av de planlagte øktene sine, ha sminkeøkter i pausene. Intervensjonsøkter styrker og utstyrer foreldre med ferdigheter og strategier for å engasjere seg med barnet sitt hjemme. Siden programmet involverer atferdsintervensjon og foreldrecoaching, er aktiv deltakelse av foreldre og barn nøkkelen til hver økt. Imidlertid kan realistiske utfordringer med tanke på at barn/forelder eller terapeut er uvel, eller når forelderen har arbeidsrelaterte forpliktelser, kreve omplanlegging eller kansellering av noen besøk. Disse forventes ikke å ha noen negativ innvirkning på barnets helse eller studien.

Intervensjon: Telerehab-program Intervensjonen vil starte med 2 klinikkbaserte intervensjonsøkter på 60 minutter hver for å gi tilstrekkelig mulighet til å engasjere seg i relasjonelle familiesentrerte praksiser, felles beslutning og planlegging av IIP basert på innledende evalueringer og utforske effektive strategier som grunnlag for å de påfølgende interaksjonene og coaching gjennom VC.

Innstilling: Før intervensjonsøktene vil terapeuten og forelderen diskutere og identifisere et passende og gjennomførbart sted for å plassere enhetene de velger, som vil gi klare uhindrete visninger av foreldre-barn-interaksjoner og aktiviteter. I 16 økter vil terapeuten og foreldrene logge på MOHH VC-portalen for VC-samtalen.

VC-økter tilbys eksternt av barnets terapeut fra klinikken. Foreldre som ikke har nødvendig utstyr for VC vil få utlevert bærbare datamaskiner og rundstrålende mikrofoner. Den MOHH-oppdragte VC-plattformen vil bli brukt til å observere hjemmesesjonen og coache foreldre. Foreldre vil orientere datamaskinens webkamera til det valgte aktivitetsområdet i hjemmet mens de bruker det trådløse headsettet til kommunikasjon. En omnidireksjonell bærbar mikrofon vil bli plassert i nærheten av den rutinemessige hjemmeaktiviteten, slik at terapeuten kan se, lytte og forstå dynamikken i foreldres barns interaksjoner tydelig under en gitt daglig rutine som involverer barnet.

Telerehab-økter vil følge de etiske og praksisretningslinjene for datamediert intervensjon, inkludert nettbasert kommunikasjon, samtykke, konfidensialitet amp; personvern- og sikkerhetsspørsmål, verbal og ikke-verbal tilbakemelding.

Strategier: Foreldre vil bli opplært i å bruke evidensbaserte strategier (f.eks. følge barnets ledelse, imitasjon; modellering, kommunikative fristelser, lekende hindringer) under lekeaktiviteter og daglige rutiner.

Tilnærming: Intervensjonsøkter vil bli gitt av terapeuter som er opplært i FSC og foreldrecoachingprotokollen. Samspill mellom foreldre og barn under aktiviteter hjemme vil bli observert gjennom VC-plattformen bestilt av MOHH. Foreldre vil bli oppmuntret til å samhandle med barnet sitt ved å bruke strategier som tar sikte på å øke barnets oppmerksomhet og motivasjon, turtaksrutiner, initiere og svare på felles oppmerksomhet, kommunikasjon osv. Øktene vil følge protokollen for samarbeidspraksis. Protokollen gir en oversikt over øktstrukturen (dvs. innsjekking, gjennomgang, observasjon, refleksjon, forklaring og coaching av nye tema og strategier, målsetting og oppfølgingsplanlegging i hjemmesammenheng og avslutning).

Ved starten av økten vil foreldrenes fremgang fra tidligere emne og eventuelle andre oppdateringer bli gjennomgått og diskutert i 5-10 minutter. Dette etterfølges av en 10-minutters lekeaktivitet mellom foreldre og barn. Aktiviteten lar terapeuten observere forelderens kompetanse til å implementere intervensjon (dvs. målene og effektiv bruk av strategier) fra forrige økts coaching. Basert på observasjoner som er gjort, vil terapeuten coache videre for å styrke foreldrenes selvtillit og kompetanse i å bruke strategier for å lette oppnåelsen av spesifikke læringsmål i IIP. I løpet av de siste 10-15 minuttene av hver økt vil terapeuten søke tilbakemelding fra forelderen for å forstå foreldrenes klarhet, trøst og tillit i implementeringen av intervensjonsplanen og gi ytterligere innspill og informasjon om nødvendig. Terapeuten vil også ta opp eventuelle utfordringer som møter eller forventes i forbindelse med implementering av intervensjonen i hjemmekontekst. Terapeuten vil diskutere med foreldrene for å implementere intervensjonsplanen ved å bruke minst to leke- eller daglige rutiner (naturlige muligheter) identifisert av forelderen. Voksenlæringsprinsipper vil bli vedtatt av terapeuten for å lette aktiv deltakelse i planlegging og intervensjonsgjennomføring. For klinikkbaserte økter avsettes det ytterligere 15 minutter slik at barnet og foreldrene kan slå seg til ro og gå inn og ut av terapeutens rom.

Datainnsamling: For alle fag vil videoopptak av interaksjoner mellom foreldre og barn bli tatt på 4 spesifikke tidspunkter, nemlig baseline, to midtveisgjennomganger og endelig gjennomgang. Spesifikt for barna i telerehab-armen, vil et ekstra videoopptak av samhandling med foreldre og barn gjøres gjennom VC for hver gjennomgangsøkt på stedet, totalt 8 tidspunkter for videoopptak gjennom programmets varighet. Innspilte videoer vil bli lastet ned og overført til en passordkryptert harddisk autorisert av institusjonens databeskyttelses- og sikkerhetsteam. Disse opptakene kan bare nås av autoriserte teammedlemmer med institusjonelle kontoer og eksterne vurderere. De vil bli brukt til evaluering på JERI, NDBI-Fi og for inter-rater pålitelighetsvurdering.

Foreldrelevert terapi (hjemmebasert) På slutten av hver intervensjonsøkt og på slutten av hver intervensjonsblokk vil det bli holdt en felles diskusjon for å lage en plan som foreldrene skal implementere. Dette vil inkludere funksjonelle mål som skal bygges inn, spesifikke strategier som skal brukes som forelderen har blitt coachet i og hjemmerutinene som forelderen planlegger å implementere. Intervensjonsrelaterte ressurser som beskrivelse av strategier og eksempler på innbygging i rutiner og dokumenter på planen vil bli delt med foreldrene til referanse.

Programtidslinje Selv om fastsatte tidsrammer for vurderinger, intervensjon og gjennomganger er viktige, vil denne studien bli implementert under rutinemessige driftsforhold for den kliniske tjenesten. Standardpraksisen med å ha samme terapeut for hver økt for kontinuitet vil bli tatt i bruk. Planleggingsutfordringer er en uunngåelig felttilstand. Dette forsterkes av behovet for omlegging av økter til tider, for eksempel når et barn/familiemedlem eller terapeut er uvel. Av disse grunnene kan varigheten av tiden det tar å fullføre hver intervensjonsblokk variere litt for hvert barn. Det kan også variere mellom intervensjons- og kontrollgruppene.

Generelt, der forsinkelser fra planlegging oppstår, vil deltakerne gå til neste fase av studien (dvs. intervensjons- og oppfølgingsgjennomganger) først når de har fullført alle planlagte økter i forrige fase (f.eks. vil intervensjon først begynne etter at alle grunnlinjevurderinger er fullført). Disse er anerkjent som begrensninger ved studiedesignet og vil bli vurdert ved tolkning av studiefunnene.

Oppfølging og gjennomgang (Standardprogram og Telerehab-program) Midtveis fremdriftsgjennomgang: Besøk 7 til besøk 11 Barnelegegjennomgang (to besøk): Barnelegen vil gjennomgå barnets generelle utviklingsprofil, fremgang og behov for barn og familie. Legen vil gi passende anbefalinger og henvisninger etter behov.

Terapeutgjennomgang (to besøk): Terapeuter vil gjennomgå barnets utviklingsprofil på FSC og JERI for å spore fremgang på intervensjonsplanen og for programevalueringsformål. En kostnadsundersøkelse vil også bli utført med foreldre under disse gjennomgangene av et medlem av studieteamet for å identifisere eventuelle endringer i husholdningens inntekt og kostnadsbyrde. Hvis foreldre ikke klarer å fullføre undersøkelsen i løpet av økten, vil de få tilsendt undersøkelsen via e-post eller bedt om å svare på spørsmålene over en telefonsamtale.

Midpoint IIP-gjennomgang: Terapeuter vil vurdere barnet på den individualiserte intervensjonsplanen (IIP) utviklet etter baselinevurdering og planlegge for videre intervensjon.

Endelige vurderinger og vurderinger: Besøk 12. til 14. De endelige vurderingene og vurderingene vil bli utført over tre økter, som kan finne sted i hvilken som helst rekkefølge avhengig av deltakerens tilgjengelighet og terapeutens tidsplan.

Avsluttende gjennomgang med terapeut: Barnet vil bli evaluert på basis av vurderingstiltakene. Foreldre vil også få en foreldretilfredshetsundersøkelse, kostnadsundersøkelse og FEIQoL-undersøkelse som skal fylles ut. Hvis foreldrene ikke er i stand til å fullføre undersøkelsene i løpet av sin klinikkbaserte økt, vil de få tilsendt undersøkelsene via e-post eller bedt om å svare på spørsmålene over en telefonsamtale. For barn i telerehabgruppen vil det være en VC-gjennomgang i tillegg til den klinikkbaserte vurderingen.

Sykepleiervurdering: Barnet vil bli evaluert på MSEL. Foreldrestressindeksen vil bli administrert som en del av denne vurderingen.

Psykologvurdering: VABS-III vil bli administrert til forelderen for denne vurderingen.

Endelig barnelegegjennomgang: Besøk 15 Dette siste barnelegebesøket er for at barnelegen skal dele rapportene om evalueringene, diskutere fremgang og videre behov for barn og familie.

Overføring til programmer for tidlig intervensjon CDU tilbyr midlertidig terapi for barn i påvente av deres innmelding til en EIPIC (eller privat tidlig intervensjonstjeneste). Under normale omstendigheter mottar ikke barnet noen intervensjon fra EIPIC i løpet av de første 10 ukene ved innmelding mens barnet vurderes. I denne overgangsperioden fortsetter barnet å motta CDU-intervensjon i henhold til standard klinisk praksis. Som sådan vil barn i denne studien fortsette å motta intervensjon i 10 uker etter EIPIC-registrering. Tilsvarende vil deltakere som er overført til en privat intervensjonstjeneste fortsette å motta intervensjon etter studieprotokollen så lenge de ikke har begynt å motta intervensjon ved den private tjenesten.

Barn fortsetter også å forbli som CDU-pasienter under omsorg av legene til de er 7 år, uavhengig av om de har blitt registrert i en EIPIC eller privat tjeneste. Som sådan vil studiedeltakere som har blitt overført til en EIPIC fortsatt bli vurdert per protokoll for midtveis fremdriftsgjennomganger og endelige vurderinger og vurderinger. Så langt det er mulig vil disse vurderingene sammenfalle med deres leges oppfølging ved CDU som en del av standardbehandling.

(i) Studien er designet som en ikke-underordnet studie for å sammenligne endringene i MSEL mellom 2 programmer.

Etterforskerne forventet at endringen i MSEL-poengsum for fagene i telerehab-programarmen vil være noe bedre enn den i standardprogramarmen med 1,5 enheter. Forutsatt at SD for endringer i MSEL-score er 15 enheter, og 5 enheter som ekvivalensområde, er det tilstrekkelig å rekruttere 132 forsøkspersoner (66 i hver arm) med 80 % kraft og 5 % signifikant nivå. Etterforskerne bestemte seg for å rekruttere 200 forsøkspersoner totalt (100 i hver arm) etter å ha vurdert uttak og tapte for å følge opp. Blokkrandomisering vil bli brukt for å allokere de rekrutterte forsøkspersonene til en av intervensjonene. En randomiseringsliste vil bli generert av studiestatistikeren og konvolutter vil bli utarbeidet. 10 foreldre vil bli rekruttert fra begge grupper til semistrukturerte dybdeintervjuer. Etterforskerne tar sikte på å rekruttere totalt 20 foreldre til intervjuet da det forventes å være et tilstrekkelig antall for å oppnå kvalitativ tematisk metning. Opptil 5 terapeuter involvert i å levere terapi vil være involvert i en fokusgruppediskusjon. Etterforskerne vil gjennomføre dybdeintervju med programstaben som er involvert i å koordinere og/eller overvåke omsorgen for pasienter som er rekruttert til studien (barnelege, studiekoordinator, pasientservicemedarbeider). Etterforskerne skal rekruttere opptil 10 ansatte. (ii) Siden studien er utført som en del av rutinemessig pleie og operasjoner, er det praktiske begrensninger som kan føre til at protokollavvik oppstår. Omlegging av avtaler av foreldrene (f.eks. på grunn av arbeidsbegrensninger, barns sykdom, andre hendelser) eller manglende avtaler er uunngåelig. For analyser per protokoll vil derfor bare deltakere med større protokollavvik, som vil bli definert som deltakere som ikke fullfører 80 % av de tiltenkte terapisesjonene som er tildelt for studiegruppen, bli ekskludert. Dette betyr at en kontrollarmsdeltaker må delta på minst 8 av 10 klinikkbaserte økter. For de resterende 2 øktene kan deltakerne enten delta via videokonferanser (på grunn av COVID-19-pandemien) eller gå glipp av avtalen. For den randomiserte studien, siden studien er en non-inferiority-studie, vil statistisk analyse bli utført på protokollbasis. Emner med større protokollavvik som definert ovenfor vil bli ekskludert fra den endelige analysen. Alle demografiske, kliniske og kostnadskarakteristika vil bli analysert beskrivende. Gjennomsnitt (SD) eller median (område), avhengig av hva som passer best vil bli rapportert for numeriske variabler, mens N (%) vil bli rapportert for kategoriske variabler.2-utvalg T-test, eller Mann-Whitney U-test vil bli brukt til å sammenligne endringen i MSEL-score mellom 2 armer. Gjennomsnittlig forskjell og 95 % KI vil bli estimert. Hvis den nedre grensen til 95 % CI er mer enn -5, vil ikke-underlegenhet bli erklært. Endringer i kvaliteten på foreldres barnengasjement, foreldrestressindeksscore og adaptiv poengsum vil bli sammenlignet ved å bruke enten 2-utvalgs T-test, eller Mann-Whitney U-test, avhengig av hva som passer best. Lineær regresjon vil bli brukt for å justere for eventuelle kovariater.

For å undersøke kostnadseffektivitet vil etterforskerne sammenligne ressursutnyttelse mellom behandlings- og kontrollgrupper for å estimere ressurs- og kostnadsforskjeller i absolutte termer fra det direkte medisinske kostnadsperspektivet så vel som det samfunnsmessige perspektivet (inkludert de direkte kostnadene ved reise og den indirekte kostnaden). av foreldrenes tid). Ettersom forsøket fokuserer på ikke-mindreverdighet, vil vurderingen av kostnadseffektivitet være avhengig av om intervensjonen er kostnadsbesparende i forhold til omsorgsstandarden. Etterforskerne vil også utføre modelleringsestimater for å kvantifisere usikkerheten rundt det inkrementelle kostnadseffektivitetsforholdet.

For intervjuene vil anvendt tematisk analyse bli brukt for å analysere de kvalitative dataene som er samlet inn for å forstå bekymringene og opplevelsen av programmet fra foreldrenes perspektiv. En profesjonell transkripsjonist vil fullføre datatranskripsjon. En standard driftsretningslinje og format for ordrett vil bli etablert i fellesskap av hovedforskeren og transkripsjonisten. Deretter vil forskergruppen for kvalitativ analyse utføre en iterativ og induktiv prosess for å identifisere nye temaer og undertemaer avledet fra deltakernes fortellinger. En kodebok som best beskriver dataene vil bli utviklet og brukt gjennom koding og konstant sammenligning for å etablere interkoder-pålitelighet av teamet for analyse av alle transkripsjoner.