Programma di teleriabilitazione: un servizio di intervento precoce innovativo e sostenibile per bambini con disturbi dello spettro autistico

A Singapore, i disturbi dello spettro autistico (ASD) sono al primo posto nel carico di malattia per i bambini di età compresa tra 0 e 14 anni. L'unità per lo sviluppo del bambino presso l'ospedale universitario nazionale serve 3000 bambini all'anno, di cui il 25-30% dei bambini è stato diagnosticato con ASD. I ruoli del terapeuta sono di fornire una terapia provvisoria per questi bambini prima dell'ingresso nei centri di intervento precoce basati sulla comunità (EIPIC), che attualmente hanno tempi di attesa di 6-9 mesi. Le attuali limitazioni della nostra assistenza temporanea includono lunghi tempi di attesa, costi elevati per le famiglie, mancanza di manodopera e spazio per servire i pazienti, scarso coinvolgimento dei genitori a causa dei loro impegni di lavoro, difficoltà dei genitori a frequentare la terapia ospedaliera frequente, necessaria e difficoltà a generalizzare il paziente trattamento a domicilio/comunità (diminuzione dell'efficacia). Attualmente, l'ambiente basato sulla clinica non include ambienti naturali per lo sviluppo dell'apprendimento e quindi la generalizzazione spontanea è una sfida e influisce sui risultati del bambino. Gli interventi standard non consentono ai terapeuti di osservare o facilitare il comportamento e le abilità di un bambino durante le routine naturali. I precedenti lavori sulla teleriabilitazione dimostrano che garantisce il miglior risultato per il bambino. Fornisce la migliore modalità per i terapeuti per osservare il bambino durante queste routine negli ambienti domestici e fornire strategie significative e pertinenti in tempo reale. Nonostante la terapia standard, i risultati significativi attesi dal parent training non sono stati raggiunti. Il fattore chiave è stata la necessità di fornire ai genitori più istruzione e pratica con il contenuto all'interno di momenti di vita reale e interazioni con i bambini. Telerehab facilita la fornitura di opportunità più durature per il coaching dei genitori all'interno dell'ambiente domestico (ambiente naturale). Un modello di intervento basato sulla clinica richiede la transizione dei bambini in nuovi ambienti. L'intolleranza dei bambini con autismo ai cambiamenti nella loro routine/ambiente è ben nota; tipicamente presentato con sintomi acuti di agitazione o ansia. Sono spesso angosciati negli ambienti clinici, rendendo difficile per i genitori e i professionisti continuare con il programma di intervento precoce. Telerehab fornisce un intervento precoce in contesti domestici naturali sicuri e protetti del bambino, scongiurando così le sfide della transizione. I servizi di intervento precoce forniti in ambito clinico sono spesso forniti con un solo caregiver presente. La logistica e le spese di viaggio impediscono la partecipazione di più caregiver ai programmi di coaching di intervento precoce. Telerehab consente a più operatori sanitari di partecipare all'intervento precoce e sviluppare le proprie capacità attraverso il supporto in teleconferenza da parte di professionisti. I modelli precedenti di interventi domiciliari hanno riscontrato costi elevati per il fornitore con portata limitata. Le visite domiciliari da parte di professionisti comportano spese sotto forma di tempo di viaggio, costi di viaggio e quindi il numero di famiglie coperte da questo è limitato. Telerehab massimizza l'impatto degli interventi domiciliari senza costi elevati e con una portata più ampia. Il costo dell'intervento precoce (EI) attraverso Telerehab sarà simile ai costi attuali degli interventi clinici pagati dalle famiglie. Il costo sostenuto è essenzialmente l'investimento tecnologico e l'investimento di manodopera professionale. La durata attuale dell'EI è di 16 ore, che è sostenibile fino a 20 settimane per ogni famiglia sulla base dell'attuale numero di casi CDU di 150 nuovi rinvii all'anno. Telerehab propone di sostenere l'intervento di base per 47 settimane per una durata di 16 ore portando a una migliore sostenibilità, che contribuisce anche a guadagni di produttività. Ciò dimostra la scalabilità del programma Telerehab.

L'attuale programma standard per il trattamento di intervento precoce è la terapia in clinica basata sul Foundational Skills Curriculum (FSC): un quadro per l'intervento precoce sviluppato dai risultati di un progetto di ricerca sull'autismo condotto nel Regno Unito. Questo quadro fornisce un approccio chiaro e sistematico alla comprensione del funzionamento del bambino in 3 aree fondamentali di sviluppo (attraverso 141 item): gioco, interazione sociale e comunicazione.

Il programma di teleriabilitazione fornirà coaching ai genitori sull'EI attraverso videoconferenze utilizzando l'FSC. Il programma di teleriabilitazione mira a migliorare l'accesso ai servizi e facilitare l'intervento nell'ambiente naturale dei bambini e delle loro famiglie sviluppando la videoconferenza (VC) come mezzo fattibile e accettabile per sviluppare le capacità dei genitori nell'EI. Gli obiettivi specifici del modello di servizio sono realizzare guadagni positivi nell'efficienza del servizio (ad es. riducendo il tempo totale e l'utilizzo delle risorse per corso di intervento completato rispetto alla pratica corrente); ridurre i costi totali e le barriere non finanziarie per i pazienti (ad es. accesso) nonché il costo totale per il sistema sanitario per corso completato (ad es. sostenibilità) e realizzare guadagni positivi nella produttività del fornitore e quindi nell'efficacia in termini di costi (ad es. costo ridotto per risultato unitario raggiunto).

Strategie di implementazione e flusso di pazienti CDU riceve segnalazioni da policlinici per bambini a rischio di ASD. Questi rinvii saranno programmati per una valutazione dello sviluppo da parte del pediatra dello sviluppo. Le valutazioni di base saranno condotte nell'ambito del programma e nell'ambito delle cure standard. I bambini che vengono arruolati nello studio di valutazione continueranno quindi con il programma standard (terapia basata sulla clinica) o il programma di teleriabilitazione. Il palinsesto per il paziente in termini di tipologia di visite e blocchi di intervento sia per il programma standard che per la teleriabilitazione è riportato nell'Allegato 1: Programma. La durata delle sessioni di intervento in clinica sarà di 60 minuti mentre la durata delle sessioni di intervento basate su VC sarà di 45 minuti.

Valutazioni di base Visita 0/1: il bambino trovato a rischio di ASD sulla valutazione clinica da parte del pediatra dello sviluppo basato sui criteri del DSM-5 sarà indirizzato a questo studio. Il consenso informato sarà ottenuto prima di sottoporsi a qualsiasi attività correlata alla ricerca.

Visita da 2 a 3: previo consenso dei genitori nella visita 0 o 1, il bambino sarà valutato su MSEL e ADOS. Tuttavia, la valutazione della MSEL può essere condotta prima del consenso informato come parte della pratica clinica di routine. I partecipanti saranno inoltre valutati sulle scale di comportamento adattivo di Vineland (VABS-III) e Parenting Stress Index-Short Form (PSI-SF). I bambini che soddisfano i criteri per l'autismo sull'ADOS e non hanno nessuno dei criteri di esclusione saranno offerti a far parte dello studio.

Visita 4: Al termine delle valutazioni di cui sopra, il pediatra condividerà il rapporto MSEL e ADOS con i genitori e confermerà l'arruolamento nello studio se il bambino soddisfa i criteri di inclusione. Se il bambino non lo fa, verrà indirizzato a un'assistenza standard al di fuori dello studio. I bambini i cui genitori acconsentono a partecipare allo studio verranno assegnati in modo casuale al programma di teleriabilitazione (braccio sperimentale) o al programma standard (braccio di controllo) utilizzando la randomizzazione a blocchi. Il pediatra informerà i genitori del braccio di studio a cui sono assegnati.

Visita 5a: saranno completate per tutti le valutazioni iniziali basate su FSC, Joint Engagement Rating Inventory (JERI), routine del bambino (colloquio con i genitori) e Family Early Intervention Quality of life (FEIQoL). I genitori parteciperanno anche a un breve sondaggio demografico e sui costi. Se i genitori non sono in grado di completare i sondaggi durante la sessione in clinica, riceveranno i sondaggi tramite e-mail o gli verrà chiesto di rispondere alle domande tramite una telefonata. I genitori possono anche essere invitati a partecipare a un colloquio (semi strutturato, approfondito) per valutare l'efficacia percepita dell'assistenza standard.

Visita 5b: per il gruppo di teleriabilitazione, le valutazioni e le osservazioni iniziali saranno raccolte attraverso 2 contesti, uno basato sulla clinica e uno che utilizza VC. Quest'ultimo viene fatto per osservare le interazioni genitore-figlio e le abilità dimostrate dal bambino nel contesto dell'ambiente domestico naturale. La valutazione e l'intervento di VC saranno condotti utilizzando una piattaforma VC commissionata dal MOHH. Questa piattaforma consentirà al terapista e ai genitori di vedere, ascoltare e comunicare tra loro dal vivo in tempo reale. Il terapista accederà al programma da un computer dell'ufficio con una webcam nella clinica, mentre i genitori accederanno al programma da casa. Ai genitori che non dispongono dell'attrezzatura necessaria per la VC verranno forniti computer portatili e gli accessori necessari. Verrà fornito un orientamento all'uso e alla cura delle apparecchiature VC.

Visita 6: I genitori dei bambini di entrambi i programmi parteciperanno a un seminario sull'educazione dei genitori. Il workshop discuterà il ruolo dei genitori e dei terapisti nell'intervento precoce, le aree chiave con cui i bambini hanno difficoltà durante lo sviluppo, l'uso delle routine per facilitare l'apprendimento del bambino e le strategie che possono essere integrate nelle routine. Se i genitori scelgono di non partecipare al workshop o non sono in grado di partecipare al workshop programmato, i genitori possono comunque procedere con la fase di intervento. Ai genitori che non sono in grado di partecipare al workshop verrà ricordato di riprogrammare il workshop alla prossima data disponibile e verranno inviate loro diapositive e materiali didattici tramite e-mail per la lettura. I genitori avranno anche l'opportunità di chiedere ulteriori chiarimenti durante le successive visite con il proprio terapista.

Intervento: programma standard Il profilo del bambino in termini di stato di sviluppo basato sui risultati della valutazione iniziale e un piano di intervento individualizzato (IIP) sarà discusso dal terapeuta con i genitori. Il terapista istruirà i genitori nel contesto delle attività di gioco basate sulla clinica e aiuterà i genitori a identificare i contesti e le attività a casa in cui i genitori potrebbero seguire il programma a casa. I bambini ei loro genitori riceveranno il programma standard che consiste in 16 sessioni di intervento clinico di 60 minuti ciascuna, separate in 3 blocchi di intervento, con pause intermedie in modo che i genitori abbiano l'opportunità di esercitarsi a casa. Questa disposizione consente inoltre ai genitori che avevano perso le sessioni programmate di avere sessioni di recupero durante le pause. Le sessioni di intervento danno potere e forniscono ai genitori le competenze e le strategie per interagire con i propri figli a casa. Poiché il programma prevede interventi comportamentali e coaching per i genitori, la partecipazione attiva di genitori e figli è fondamentale per ogni sessione. Tuttavia, sfide realistiche in termini di malessere del bambino/genitore o del terapista, o quando il genitore ha impegni legati al lavoro, possono richiedere la riprogrammazione o la cancellazione di alcune visite. Non si prevede che questi abbiano alcun impatto negativo sulla salute del bambino o sullo studio.

Intervento: programma Telerehab L'intervento inizierà con 2 sessioni di intervento clinico di 60 minuti ciascuna per fornire un'adeguata opportunità di impegnarsi in pratiche relazionali incentrate sulla famiglia, decisione congiunta e pianificazione dell'IIP sulla base di valutazioni iniziali ed esplorare strategie efficaci come base per le successive interazioni e il coaching attraverso VC.

Ambiente: prima delle sessioni di intervento, il terapeuta e il genitore discuteranno e identificheranno un luogo adatto e fattibile per posizionare i dispositivi di loro scelta che fornirebbero una visione chiara e senza ostacoli delle interazioni e delle attività genitore-figlio. Per 16 sessioni, il terapista e il genitore accederanno al portale VC MOHH per la chiamata VC.

Le sessioni VC sono fornite a distanza dal terapista del bambino dalla clinica. Ai genitori che non dispongono dell'attrezzatura necessaria per la videoconferenza verranno forniti computer portatili e microfoni omnidirezionali. La piattaforma VC commissionata dal MOHH verrà utilizzata per osservare la sessione domestica e istruire i genitori. I genitori orienteranno la webcam del computer verso l'area di attività selezionata in casa mentre utilizzano l'auricolare wireless per la comunicazione. Un microfono portatile omnidirezionale sarà posizionato in prossimità dell'attività domestica di routine in modo che il terapista possa guardare, ascoltare e comprendere chiaramente le dinamiche delle interazioni genitore-figlio durante una determinata routine quotidiana che coinvolge il bambino.

Le sessioni di teleriabilitazione seguiranno le linee guida etiche e pratiche dell'intervento mediato dal computer, compresa la comunicazione online, il consenso, la riservatezza e l'amp; problemi di privacy e sicurezza, feedback verbali e non verbali.

Strategie: i genitori saranno addestrati all'uso di strategie basate sull'evidenza (ad esempio, seguire l'esempio del proprio bambino, imitazione; modellazione, tentazioni comunicative, ostruzioni giocose) durante le attività di gioco e la routine quotidiana.

Approccio: le sessioni di intervento saranno fornite da terapisti formati nell'FSC e nel protocollo di parent coaching. Le interazioni genitore-figlio durante le attività a casa saranno osservate attraverso la piattaforma VC commissionata da MOHH. I genitori saranno incoraggiati a interagire con il loro bambino utilizzando strategie mirate ad aumentare l'attenzione e la motivazione del bambino, le routine dei turni, l'avvio e la risposta all'attenzione congiunta, la comunicazione, ecc. Le sessioni seguiranno il protocollo della pratica collaborativa. Il protocollo fornisce uno schema per la struttura della sessione (ad es. check-in, revisione, osservazione, riflessione, spiegazione e coaching di nuovi argomenti e strategie, definizione degli obiettivi e pianificazione del follow-up nel contesto domestico e chiusura).

All'inizio della sessione, i progressi dei genitori rispetto all'argomento passato e qualsiasi altro aggiornamento saranno esaminati e discussi per 5-10 minuti. Questo è poi seguito da un'attività di gioco genitore-figlio di 10 minuti. L'attività consente al terapeuta di osservare la competenza del genitore nell'attuazione dell'intervento (ovvero gli obiettivi e l'uso efficace delle strategie) dal coaching della sessione precedente. Sulla base delle osservazioni fatte, il terapista si allenerà ulteriormente per rafforzare la fiducia e la competenza dei genitori nell'uso di strategie per facilitare il raggiungimento di specifici obiettivi di apprendimento nell'IIP. Durante gli ultimi 10-15 minuti di ogni sessione, il terapista cercherà feedback dal genitore per comprendere la chiarezza, il conforto e la fiducia del genitore nell'attuazione del piano di intervento e fornire ulteriori input e informazioni se necessario. Il terapeuta affronterà anche eventuali sfide affrontate o previste nel contesto dell'attuazione dell'intervento nel contesto domestico. Il terapeuta discuterà con i genitori per implementare il piano di intervento utilizzando almeno due giochi o routine quotidiane (opportunità che si verificano naturalmente) identificate dal genitore. I principi dell'apprendimento degli adulti saranno adottati dal terapista per facilitare la partecipazione attiva alla pianificazione e all'attuazione dell'intervento. Per le sessioni in clinica, vengono assegnati altri 15 minuti per consentire al bambino e ai genitori di sistemarsi e transitare dentro e fuori dalla stanza del terapista.

Raccolta dati: per tutti i soggetti, le registrazioni video delle interazioni genitore-figlio verranno effettuate in 4 punti temporali specifici, vale a dire Baseline, due revisioni intermedie e revisione finale. Specifico per i bambini nel braccio della teleriabilitazione, verrà effettuata un'ulteriore registrazione video dell'interazione genitore-figlio tramite VC per ogni sessione di revisione in loco, per un totale di 8 punti temporali di registrazione video per tutta la durata del programma. I video registrati verranno scaricati e trasferiti su un disco rigido crittografato con password autorizzato dai team di sicurezza e protezione dei dati dell'istituto. A queste registrazioni possono accedere solo i membri del team autorizzati con account istituzionali e valutatori esterni. Saranno utilizzati per la valutazione su JERI, NDBI-Fi e per la valutazione dell'affidabilità inter-valutatore.

Terapia erogata dai genitori (domiciliare) Alla fine di ogni sessione di intervento e alla fine di ogni blocco di intervento, si terrà una discussione congiunta per elaborare un piano che i genitori possano attuare. Ciò includerà gli obiettivi funzionali da incorporare, strategie specifiche da utilizzare in cui il genitore è stato istruito e le routine domestiche che il genitore intende implementare. Le risorse relative all'intervento come la descrizione delle strategie e gli esempi di integrazione all'interno delle routine e i documenti sul piano saranno condivisi con i genitori per loro riferimento.

Cronologia del programma Sebbene i tempi stabiliti per le valutazioni, l'intervento e le revisioni siano importanti, questo studio sarà implementato in condizioni operative di routine del servizio clinico. Verrà adottata la pratica standard di avere lo stesso terapista per ogni sessione per la continuità. Le sfide di programmazione sono una condizione imprescindibile sul campo. Ciò è aggravato dalla necessità di riprogrammare le sessioni a volte, ad esempio quando un bambino/membro della famiglia o terapeuta non sta bene. Per questi motivi, la durata del tempo per completare ogni blocco di intervento può variare leggermente per ogni bambino. Può anche variare tra i gruppi di intervento e di controllo.

In generale, in caso di ritardi rispetto alla programmazione, i partecipanti passeranno alla fase successiva dello studio (ad es. interventi e revisioni di follow-up) solo dopo aver completato tutte le sessioni pianificate nella fase precedente (ad esempio, l'intervento inizierà solo dopo che tutte le valutazioni di base saranno state completate). Questi sono riconosciuti come limiti del disegno dello studio e saranno presi in considerazione nell'interpretazione dei risultati dello studio.

Follow-up e revisione (programma standard e programma di teleriabilitazione) Revisione intermedia dei progressi: dalla visita 7 alla visita 11 Revisione del pediatra (due visite): il pediatra esaminerà il profilo di sviluppo generale del bambino, i progressi ei bisogni del bambino e della famiglia. Il medico fornirà raccomandazioni e rinvii appropriati secondo necessità.

Revisione del terapista (due visite): i terapisti esamineranno il profilo di sviluppo del bambino su FSC e JERI per tenere traccia dei progressi sul piano di intervento e ai fini della valutazione del programma. Un membro del gruppo di studio condurrà anche un'indagine sui costi con i genitori durante queste revisioni per identificare eventuali modifiche al reddito familiare e all'onere dei costi. Se i genitori non sono in grado di completare il sondaggio durante la sessione, riceveranno il sondaggio tramite e-mail o gli verrà chiesto di rispondere alle domande tramite una telefonata.

Revisione IIP punto intermedio: i terapisti esamineranno il bambino sul piano di intervento individualizzato (IIP) sviluppato dopo la valutazione di base e pianificheranno ulteriori interventi.

Revisioni e valutazioni finali: visita dalla 12 alla 14 Le revisioni e le valutazioni finali saranno condotte in tre sessioni, che possono aver luogo in qualsiasi ordine a seconda della disponibilità del partecipante e del programma del terapista.

Revisione finale con il terapista: il bambino sarà valutato in base alle misure di valutazione di base. I genitori riceveranno anche un sondaggio sulla soddisfazione dei genitori, un sondaggio sui costi e un sondaggio FEIQoL da completare. Se i genitori non sono in grado di completare i sondaggi durante la sessione in clinica, riceveranno i sondaggi tramite e-mail o gli verrà chiesto di rispondere alle domande tramite una telefonata. Per i bambini nel gruppo di teleriabilitazione, ci sarà una revisione VC oltre alla valutazione clinica.

Valutazione dell'infermiere: il bambino sarà valutato su MSEL. Il Parental Stress Index sarà amministrato come parte di questa valutazione.

Valutazione dello psicologo: VABS-III verrà somministrato al genitore per questa valutazione.

Revisione finale del pediatra: visita 15 Quest'ultima visita del pediatra serve al pediatra per condividere i rapporti sulle valutazioni, discutere i progressi e gli ulteriori bisogni del bambino e della famiglia.

Trasferimento a programmi di intervento precoce CDU fornisce una terapia provvisoria per i bambini in attesa della loro iscrizione a un EIPIC (o servizio privato di intervento precoce). In circostanze normali, il bambino non riceve alcun intervento dall'EIPIC nelle prime 10 settimane dall'iscrizione mentre il bambino è in fase di valutazione. In questo periodo di transizione, il bambino continua a ricevere l'intervento CDU secondo la pratica clinica standard. Pertanto, i bambini in questo studio continueranno a ricevere l'intervento per 10 settimane dopo l'iscrizione all'EIPIC. Allo stesso modo, i partecipanti che sono stati trasferiti a un servizio di intervento privato continueranno a ricevere l'intervento secondo il protocollo dello studio fintanto che non hanno iniziato a ricevere l'intervento presso il servizio privato.

I bambini continuano inoltre a rimanere come pazienti CDU sotto la cura dei loro medici fino all'età di 7 anni, indipendentemente dal fatto che siano stati iscritti a un EIPIC oa un servizio privato. Pertanto, i partecipanti allo studio che sono stati trasferiti a un EIPIC saranno comunque valutati in base al protocollo per le revisioni intermedie dei progressi e le revisioni e valutazioni finali. Per quanto possibile, queste valutazioni saranno programmate in concomitanza con il follow-up del loro medico presso la CDU come parte delle cure standard.

(i) Lo studio è concepito come uno studio di non inferiorità per confrontare i cambiamenti in MSEL tra 2 programmi.

I ricercatori si aspettavano che la variazione del punteggio MSEL per i soggetti nel braccio del programma di teleriabilitazione fosse leggermente migliore rispetto a quella nel braccio del programma standard di 1,5 unità. Supponendo che la SD delle variazioni del punteggio MSEL sia di 15 unità e 5 unità come intervallo di equivalenza, è sufficiente reclutare 132 soggetti (66 in ciascun braccio) con l'80% di potenza e il 5% di livello significativo. Gli investigatori hanno deciso di reclutare 200 soggetti in totale (100 in ciascun braccio) dopo aver considerato i ritiri e perso al follow-up. La randomizzazione a blocchi verrà utilizzata per allocare i soggetti reclutati in uno degli interventi. Un elenco di randomizzazione sarà generato dallo statistico dello studio e saranno preparate le buste. 10 genitori saranno reclutati da entrambi i gruppi per colloqui di approfondimento semi-strutturati. Gli investigatori mirano a reclutare un totale di 20 genitori per l'intervista in quanto si prevede che sia un numero sufficiente per raggiungere la saturazione tematica qualitativa. Fino a 5 terapisti coinvolti nell'erogazione della terapia saranno coinvolti in una discussione di gruppo di discussione. Gli investigatori condurranno interviste approfondite con il personale del programma che è coinvolto nel coordinamento e/o nella supervisione dell'assistenza ai pazienti reclutati nello studio (pediatra, coordinatore dello studio, associato al servizio del paziente). Gli investigatori assumeranno fino a un massimo di 10 dipendenti. (ii) Poiché lo studio è condotto come parte delle cure e delle operazioni di routine, ci sono vincoli pratici che possono causare deviazioni dal protocollo. Riprogrammazione degli appuntamenti da parte dei genitori (es. a causa di vincoli di lavoro, malattia del figlio, altri eventi) o appuntamenti inadempienti è inevitabile. Pertanto, per le analisi per protocollo, saranno esclusi solo i partecipanti con deviazione maggiore dal protocollo, che saranno definiti come partecipanti che non completano l'80% delle sessioni terapeutiche previste assegnate al loro braccio di studio. Ciò significa che un partecipante al braccio di controllo deve partecipare ad almeno 8 sessioni cliniche su 10. Per le restanti 2 sessioni, i partecipanti possono partecipare in videoconferenza (a causa della pandemia di COVID-19) o perdere l'appuntamento. Per lo studio randomizzato, poiché lo studio è uno studio di non inferiorità, l'analisi statistica sarà effettuata in base al protocollo. I soggetti con qualsiasi deviazione importante dal protocollo come definito sopra saranno esclusi dall'analisi finale. Tutte le caratteristiche demografiche, cliniche e di costo saranno analizzate descrittivamente. La media (DS) o la mediana (intervallo), a seconda di quale sia più appropriata, verrà riportata per le variabili numeriche, mentre N (%) verrà riportato per le variabili categoriali.2-campione Verrà utilizzato il test T o il test U di Mann-Whitney per confrontare la variazione del punteggio MSEL tra 2 bracci. Verranno stimate la differenza media e l'IC al 95%. Se il limite inferiore dell'IC 95% è superiore a -5, verrà dichiarata la non inferiorità. I cambiamenti nella qualità dell'impegno genitore-figlio, nel punteggio dell'indice di stress dei genitori e nel punteggio adattivo saranno confrontati utilizzando il test T a 2 campioni o il test U di Mann-Whitney, a seconda di quale sia più appropriato. La regressione lineare verrà utilizzata per correggere eventuali co-variabili.

Per esaminare l'efficacia in termini di costi, i ricercatori confronteranno l'utilizzo delle risorse tra i gruppi di trattamento e di controllo per stimare le differenze di risorse e costi in termini assoluti dal punto di vista dei costi medici diretti e dal punto di vista della società (inclusi i costi diretti di viaggio e il costo indiretto del tempo dei genitori). Poiché lo studio si concentra sulla non inferiorità, la valutazione del rapporto costo-efficacia si baserà sul fatto che l'intervento sia economico rispetto allo standard di cura. I ricercatori eseguiranno anche stime di modellazione per quantificare l'incertezza che circonda il rapporto costo-efficacia incrementale.

Per le interviste, l'analisi tematica applicata verrebbe utilizzata per analizzare i dati qualitativi raccolti per comprendere le preoccupazioni e l'esperienza del programma dal punto di vista dei genitori. Un trascrittore professionista completerà la trascrizione dei dati. Una linea guida operativa standard e un formato del verbatim saranno stabiliti congiuntamente dal ricercatore principale e dal trascrittore. Successivamente, il gruppo di ricerca dell'analisi qualitativa eseguirà un processo iterativo e induttivo di identificazione di nuovi temi e sottotemi derivati ​​dalle narrazioni dei partecipanti. Un codebook che meglio descrive i dati verrebbe sviluppato e utilizzato attraverso la codifica e il confronto costante per stabilire l'affidabilità inter-codificatore da parte del team per l'analisi di tutte le trascrizioni.