Programa de Telerreabilitação: Um Serviço de Intervenção Precoce Inovador e Sustentável para Crianças com Transtornos do Espectro do Autismo

Em Cingapura, os Transtornos do Espectro do Autismo (TEA) ocupam o primeiro lugar na carga de doenças para crianças de 0 a 14 anos de idade. A Unidade de Desenvolvimento Infantil do National University Hospital atende 3.000 crianças anualmente, das quais 25-30% das crianças foram diagnosticadas com TEA. As funções do terapeuta são fornecer terapia provisória para essas crianças antes da entrada nos Centros de Intervenção Precoce (EIPIC) comunitários, que atualmente têm tempos de espera de 6 a 9 meses. As limitações atuais com nossos cuidados provisórios incluem longos tempos de espera, alto custo para as famílias, falta de mão de obra e espaço para atender os pacientes, pouco envolvimento dos pais devido aos seus compromissos de trabalho, dificuldades dos pais em comparecer à terapia intra-hospitalar frequente e necessária e dificuldade em generalizar o paciente tratamento para o ambiente doméstico/comunitário (diminuindo a eficácia). Atualmente, o ambiente clínico não inclui ambientes naturais para o desenvolvimento da aprendizagem e, portanto, a generalização espontânea é um desafio e afeta os resultados da criança. As intervenções padrão não permitem que os terapeutas observem ou facilitem o comportamento e as habilidades de uma criança durante as rotinas naturais. Trabalhos anteriores sobre telereabilitação mostram que ela garante o melhor resultado para a criança. Ele fornece a melhor modalidade para os terapeutas observarem a criança durante essas rotinas em ambientes domésticos e fornecer estratégias significativas e relevantes em tempo real. Apesar da terapia padrão, os resultados significativos esperados do treinamento dos pais não foram alcançados. O fator chave tem sido a necessidade de fornecer aos pais mais instrução e prática com o conteúdo em momentos da vida real e interações com as crianças. A Telerehab facilita o fornecimento de oportunidades mais sustentadas para o treinamento dos pais no ambiente doméstico (ambiente natural). Um modelo de intervenção baseado na clínica requer a transição das crianças para novos ambientes. É notória a intolerância das crianças com Autismo às mudanças em sua rotina/ambiente; geralmente apresentam sintomas agudos de agitação ou ansiedade. Eles ficam frequentemente angustiados em ambientes clínicos, tornando difícil para os pais e profissionais continuarem com o programa de intervenção precoce. A Telerehab fornece intervenção precoce em contextos domésticos seguros e naturais da criança, evitando assim os desafios da transição. Os serviços de intervenção precoce fornecidos no ambiente clínico geralmente são fornecidos com apenas um cuidador presente. Os custos de logística e viagem impedem a participação de vários cuidadores em programas de treinamento de intervenção precoce. A Telerehab possibilita que vários cuidadores participem da intervenção precoce e desenvolvam suas capacidades por meio do suporte por teleconferência dos profissionais. Modelos anteriores de intervenções domiciliares incorreram em altos custos para o provedor com alcance limitado. Visitas domiciliares por profissionais incorrem em despesas na forma de tempo de viagem, custos de viagem e, portanto, o número de famílias cobertas por isso é limitado. A Telerehab maximiza o impacto das intervenções domiciliares sem altos custos e com alcance mais amplo. O custo da intervenção precoce (EI) por meio do Telerehab será semelhante aos custos atuais das intervenções clínicas pagas pelas famílias. O custo incorrido é essencialmente investimento em tecnologia e investimento em mão de obra profissional. A duração atual do EI é de 16 horas, o que é sustentável até 20 semanas para cada família com base nos casos atuais da CDU de 150 novos encaminhamentos por ano. A Telerehab propõe-se a sustentar a intervenção central ao longo de 47 semanas com uma duração de 16 horas levando a uma melhor sustentabilidade, o que também contribui para ganhos de produtividade. Isso demonstra a escalabilidade do programa Telerehab.

O programa padrão atual para o tratamento de intervenção precoce é a terapia clínica baseada no Foundational Skills Curriculum (FSC): uma estrutura para intervenção precoce desenvolvida a partir dos resultados de um projeto de pesquisa sobre autismo realizado no Reino Unido. Esta estrutura fornece uma abordagem clara e sistemática para entender o funcionamento da criança em 3 áreas principais de desenvolvimento (em 141 itens): brincadeira, interação social e comunicação.

O programa de telereabilitação fornecerá treinamento aos pais sobre EI por meio de videoconferência usando o FSC. O programa de telereabilitação visa melhorar o acesso aos serviços e facilitar a intervenção no ambiente natural das crianças e suas famílias, desenvolvendo a videoconferência (VC) como um meio viável e aceitável para desenvolver as capacidades dos pais em EI. Os objetivos específicos do modelo de serviço são obter ganhos positivos na eficiência do serviço (ou seja, reduzindo o tempo total e a utilização de recursos por curso de intervenção concluído em relação à prática atual); reduzir os custos totais e as barreiras não financeiras para os pacientes (ou seja, acesso), bem como o custo total para o sistema de saúde por curso concluído (ou seja, sustentabilidade) e obter ganhos positivos na produtividade do provedor e, portanto, na relação custo-benefício (ou seja, custo reduzido por unidade de resultado alcançado).

Estratégias de implementação e fluxo de pacientes A CDU recebe encaminhamentos de policlínicas para crianças com risco de TEA. Esses encaminhamentos serão agendados para uma avaliação do desenvolvimento pelo pediatra do desenvolvimento. As avaliações de linha de base serão realizadas no âmbito do programa, bem como no tratamento padrão. As crianças inscritas no estudo de avaliação continuarão com o programa padrão (terapia clínica) ou com o programa de telereabilitação. O cronograma do programa para o paciente em termos de tipo de visitas e blocos de intervenção, tanto para o programa padrão quanto para a telereabilitação, é apresentado no Anexo 1: Cronograma do Programa. A duração das sessões de intervenção baseadas na clínica será de 60 minutos, enquanto a duração das sessões de intervenção baseadas em VC será de 45 minutos.

Avaliação de linha de base Visita 0/1: A criança considerada em risco de TEA na avaliação clínica pelo pediatra do desenvolvimento com base nos critérios do DSM-5 será encaminhada para este estudo. O consentimento informado será obtido antes de se submeter a qualquer atividade relacionada à pesquisa.

Visita 2 a 3: Com o consentimento dos pais na Visita 0 ou 1, a criança será avaliada no MSEL e ADOS. No entanto, a avaliação do MSEL pode ser realizada antes do consentimento informado como parte da prática clínica de rotina. Os participantes também serão avaliados nas Escalas de Comportamento Adaptativo de Vineland (VABS-III) e no Formulário Curto do Índice de Estresse Parental (PSI-SF). As crianças que atendem aos critérios de autismo no ADOS e não possuem nenhum dos critérios de exclusão serão oferecidas para fazer parte do estudo.

Visita 4: Após a conclusão das avaliações acima, o pediatra compartilhará o relatório MSEL e ADOS com os pais e confirmará a inscrição no estudo se a criança atender aos critérios de inclusão. Se a criança não o fizer, ela será encaminhada para atendimento padrão fora do estudo. As crianças cujos pais consentem em participar do estudo serão designadas aleatoriamente para o programa de telereabilitação (braço experimental) ou programa padrão (braço de controle) usando randomização em bloco. O pediatra informará os pais sobre o braço do estudo ao qual foram designados.

Visita 5a: Avaliações iniciais baseadas no FSC, Inventário de Classificação de Engajamento Conjunto (JERI), rotinas da criança (entrevista com os pais) e Qualidade de vida de Intervenção Precoce Familiar (FEIQoL) serão concluídas para todos. Os pais também participarão de uma breve pesquisa demográfica e de custos. Se os pais não puderem concluir as pesquisas durante a sessão na clínica, eles receberão as pesquisas por e-mail ou serão solicitados a responder às perguntas por telefone. Os pais também podem ser convidados a participar de uma entrevista (semiestruturada, em profundidade) para avaliar a eficácia percebida do cuidado padrão.

Visita 5b: Para o grupo de telereabilitação, as avaliações e observações iniciais serão coletadas por meio de 2 configurações, uma baseada na clínica e outra usando VC. O último é feito para observar as interações entre pais e filhos e as habilidades demonstradas pela criança no contexto do ambiente doméstico natural. A avaliação e intervenção VC serão conduzidas usando uma plataforma VC comissionada pelo MOHH. Essa plataforma permitirá que o terapeuta e os pais vejam, ouçam e se comuniquem ao vivo e em tempo real. O terapeuta acessará o programa de um computador do escritório com uma câmera web na clínica, enquanto os pais acessarão o programa de suas casas. Os pais que não tiverem o equipamento necessário para VC receberão notebooks e acessórios necessários. Será fornecida uma orientação sobre o uso e cuidados com os equipamentos VC.

Visita 6: Os pais das crianças em ambos os programas participarão de um workshop de educação para pais. O workshop discutirá o papel dos pais e terapeutas na intervenção precoce, as principais áreas com as quais as crianças têm dificuldades durante o desenvolvimento, o uso de rotinas para facilitar o aprendizado da criança e as estratégias que podem ser incorporadas nas rotinas. Se os pais optarem por não comparecer ao workshop ou não puderem comparecer ao workshop agendado, os pais ainda podem prosseguir com a fase de intervenção. Os pais que não puderem comparecer ao workshop serão lembrados de reagendar o workshop para a próxima data disponível e receberão slides e materiais de treinamento por e-mail para leitura. Os pais também terão oportunidades de buscar mais esclarecimentos durante as visitas subseqüentes com seu terapeuta.

Intervenção: Programa Padrão O perfil da criança quanto ao seu estado de desenvolvimento com base nos resultados da avaliação inicial e um plano de intervenção individualizado (IIP) será discutido pelo terapeuta com os pais. O terapeuta treinará os pais no contexto das atividades lúdicas baseadas na clínica e ajudará os pais a identificar contextos e atividades em casa onde os pais possam acompanhar o programa em casa. As crianças e seus pais receberão o programa padrão que consiste em 16 sessões de intervenção baseadas na clínica de 60 minutos cada, separadas em 3 blocos de intervenção, com intervalos entre eles para que os pais tenham a oportunidade de praticar em casa. Esse arranjo também permite que os pais que faltaram às sessões agendadas tenham sessões de reposição durante os intervalos. As sessões de intervenção capacitam e equipam os pais com habilidades e estratégias para interagir com seus filhos em casa. Como o programa envolve intervenção comportamental e treinamento dos pais, a participação ativa dos pais e da criança é fundamental para cada sessão. No entanto, desafios realistas em termos de doença da criança/pai ou terapeuta, ou quando o pai/mãe tem compromissos relacionados ao trabalho, podem exigir reagendamento ou cancelamento de algumas visitas. Não se prevê que estes tenham qualquer impacto adverso na saúde da criança ou no estudo.

Intervenção: Programa Telerehab A intervenção começará com 2 sessões de intervenção baseadas na clínica de 60 min cada para fornecer oportunidade adequada para se envolver em práticas relacionais centradas na família, decisão conjunta e planejamento do IIP com base em avaliações iniciais e explorar estratégias eficazes como base para as interações subseqüentes e coaching através de VC.

Ambiente: Antes das sessões de intervenção, o terapeuta e os pais discutirão e identificarão um local adequado e viável para colocar os dispositivos de sua escolha que forneceriam visões claras e desobstruídas das interações e atividades pais-filhos. Durante 16 sessões, o terapeuta e os pais entrarão no portal MOHH VC para a chamada VC.

As sessões de VC são fornecidas remotamente pelo terapeuta da criança da clínica. Os pais que não tiverem o equipamento necessário para VC receberão notebooks e microfones omnidirecionais. A plataforma VC encomendada pelo MOHH será usada para observar a sessão em casa e treinar os pais. Os pais orientarão a webcam do computador para a área de atividade selecionada em casa enquanto usam o fone de ouvido sem fio para comunicação. Um microfone portátil omnidirecional será colocado nas proximidades da rotina da atividade doméstica para que o terapeuta possa olhar, ouvir e compreender claramente a dinâmica das interações pais-filho durante uma determinada rotina diária envolvendo a criança.

As sessões de Telerehab seguirão as diretrizes éticas e práticas de intervenção mediada por computador, incluindo comunicação online, consentimento, confidencialidade e; questões de privacidade e segurança, feedback verbal e não verbal.

Estratégias: Os pais serão treinados no uso de estratégias baseadas em evidências (por exemplo, seguir o exemplo de seus filhos, imitação; modelagem, tentações comunicativas, obstruções lúdicas) durante as atividades de recreação e rotina diária.

Abordagem: As sessões de intervenção serão fornecidas por terapeutas treinados no FSC e no protocolo de coaching para pais. As interações entre pais e filhos durante as atividades em casa serão observadas por meio da plataforma VC encomendada pelo MSH. Os pais serão encorajados a interagir com seus filhos usando estratégias destinadas a aumentar a atenção e motivação de seus filhos, rotinas de troca de turnos, iniciando e respondendo a atenção conjunta, comunicação, etc. As sessões seguirão o protocolo de prática colaborativa. O protocolo fornece um esboço para a estrutura da sessão (ou seja, checagem, revisão, observação, reflexão, explicação e treinamento de novos temas e estratégias, estabelecimento de metas e planejamento de acompanhamento no contexto doméstico e fechamento).

No início da sessão, o progresso dos pais em relação ao tópico anterior e quaisquer outras atualizações serão revisados ​​e discutidos por 5 a 10 minutos. Isso é seguido por uma atividade de brincadeira entre pais e filhos de 10 minutos. A atividade permite que o terapeuta observe a competência dos pais na implementação da intervenção (ou seja, os objetivos e o uso eficaz das estratégias) do coaching da sessão anterior. Com base nas observações feitas, o terapeuta treinará ainda mais para fortalecer a confiança e competência dos pais no uso de estratégias para facilitar a obtenção de objetivos de aprendizagem específicos no IIP. Durante os 10 a 15 minutos finais de cada sessão, o terapeuta buscará o feedback dos pais para entender a clareza, conforto e confiança dos pais na implementação do plano de intervenção e fornecer informações adicionais, se necessário. O terapeuta também abordará quaisquer desafios enfrentados ou antecipados no contexto da implementação da intervenção no contexto doméstico. O terapeuta discutirá com os pais a implementação do plano de intervenção usando pelo menos duas brincadeiras ou rotinas diárias (oportunidades que ocorrem naturalmente) identificadas pelos pais. Os princípios de aprendizagem de adultos serão adotados pelo terapeuta para facilitar a participação ativa no planejamento e na implementação da intervenção. Para sessões baseadas na clínica, são alocados 15 minutos adicionais para permitir que a criança e os pais se acomodem e entrem e saiam da sala do terapeuta.

Coleta de dados: Para todos os sujeitos, serão feitas gravações em vídeo das interações entre pais e filhos em 4 pontos de tempo específicos, a saber, Linha de base, duas revisões intermediárias e revisão final. Específico para as crianças no braço de telereabilitação, uma gravação de vídeo adicional da interação entre pais e filhos será feita por meio do VC para cada sessão de revisão no local, totalizando 8 pontos de tempo de gravação de vídeo ao longo da duração do programa. Os vídeos gravados serão baixados e transferidos para um disco rígido criptografado por senha autorizado pelas equipes de proteção de dados e segurança da instituição. Essas gravações só podem ser acessadas por membros autorizados da equipe com contas institucionais e avaliadores externos. Eles serão usados ​​para avaliação no JERI, NDBI-Fi e para avaliação de confiabilidade entre avaliadores.

Terapia administrada pelos pais (domiciliar) No final de cada sessão de intervenção e no final de cada bloco de intervenção, será realizada uma discussão conjunta para elaborar um plano para os pais implementarem. Isso incluirá os objetivos funcionais a serem incorporados, estratégias específicas a serem usadas nas quais o pai foi treinado e as rotinas domésticas que o pai planeja implementar. Recursos relacionados à intervenção, como descrição de estratégias e exemplos de incorporação em rotinas e documentos no plano, serão compartilhados com os pais para referência.

Cronograma do Programa Embora os prazos definidos para avaliações, intervenções e revisões sejam importantes, este estudo será implementado em condições operacionais de rotina do serviço clínico. Será adotada a prática padrão de ter o mesmo terapeuta para cada sessão para continuidade. Os desafios de agendamento são uma condição de campo inevitável. Isso é agravado pela necessidade de reagendar as sessões às vezes, como quando uma criança/familiar ou terapeuta não está bem. Por esses motivos, a duração do tempo para completar cada bloco de intervenção pode variar um pouco para cada criança. Também pode variar entre os grupos de intervenção e controle.

Em geral, quando ocorrem atrasos no agendamento, os participantes passarão para a próxima fase do estudo (ou seja, revisões de intervenção e acompanhamento) somente quando tiverem concluído todas as sessões planejadas na fase anterior (por exemplo, a intervenção só começará depois que todas as avaliações de linha de base forem concluídas). Estas são reconhecidas como limitações do desenho do estudo e serão consideradas ao interpretar os resultados do estudo.

Acompanhamento e revisão (programa padrão e programa de telereabilitação) Revisão intermediária do progresso: Visita 7 à visita 11 Revisão do pediatra (duas visitas): O pediatra revisará o perfil de desenvolvimento geral da criança, o progresso e as necessidades da criança e da família. O clínico fará recomendações e encaminhamentos apropriados, conforme necessário.

Revisão do Terapeuta (duas visitas): Os terapeutas revisarão o perfil de desenvolvimento da criança no FSC e JERI para acompanhar o progresso no plano de intervenção e para fins de avaliação do programa. Uma pesquisa de custos também será realizada com os pais durante essas revisões por um membro da equipe de estudo para identificar quaisquer mudanças na renda familiar e na carga de custos. Se os pais não puderem concluir a pesquisa durante a sessão, eles receberão a pesquisa por e-mail ou serão solicitados a responder às perguntas por telefone.

Revisão intermediária do IIP: Os terapeutas revisarão a criança no plano de intervenção individualizado (IIP) desenvolvido após a avaliação inicial e planejarão intervenções adicionais.

Revisões e avaliações finais: visita 12 a 14 As revisões e avaliações finais serão realizadas em três sessões, que podem ocorrer em qualquer ordem, dependendo da disponibilidade do participante e da agenda do terapeuta.

Revisão Final com o Terapeuta: A criança será avaliada nas medidas de avaliação de linha de base. Os pais também receberão uma pesquisa de satisfação dos pais, pesquisa de custos e pesquisa FEIQoL para preencher. Se os pais não puderem concluir as pesquisas durante a sessão na clínica, eles receberão as pesquisas por e-mail ou serão solicitados a responder às perguntas por telefone. Para as crianças do grupo de telereabilitação, haverá uma revisão do VC além da avaliação clínica.

Avaliação da enfermeira: A criança será avaliada no MSEL. O Índice de Estresse dos Pais será administrado como parte desta avaliação.

Avaliação do psicólogo: VABS-III será administrado aos pais para esta avaliação.

Revisão final do pediatra: Visita 15 Esta última visita do pediatra é para o pediatra compartilhar os relatórios sobre as avaliações, discutir o progresso e outras necessidades da criança e da família.

Transferência para Programas de Intervenção Precoce A CDU fornece terapia interina para crianças enquanto se aguarda a sua inscrição num EIPIC (ou serviço privado de intervenção precoce). Em circunstâncias normais, a criança não recebe nenhuma intervenção do EIPIC nas primeiras 10 semanas após a inscrição enquanto a criança está sendo avaliada. Neste período de transição, a criança continua a receber intervenção CDU de acordo com a prática clínica padrão. Como tal, as crianças neste estudo continuarão a receber intervenção por 10 semanas após a inscrição no EIPIC. Da mesma forma, os participantes que foram transferidos para um serviço de intervenção privado continuarão recebendo intervenção de acordo com o protocolo do estudo, desde que não tenham iniciado a intervenção no serviço privado.

As crianças também continuam a ser doentes de CDU sob os cuidados dos seus médicos até aos 7 anos de idade, independentemente de estarem inscritas num EIPIC ou num serviço privado. Como tal, os participantes do estudo que foram transferidos para um EIPIC ainda serão avaliados de acordo com o protocolo para Revisões Intermediárias de Progresso e Revisões e Avaliações Finais. Na medida do possível, estas avaliações serão agendadas para coincidir com o acompanhamento do seu médico na CDU como parte do atendimento padrão.

(i) O estudo foi concebido como um estudo de não inferioridade para comparar as mudanças no MSEL entre 2 programas.

Os investigadores esperavam que a mudança na pontuação do MSEL para os indivíduos no braço do programa de telereabilitação fosse ligeiramente melhor do que no braço do programa padrão em 1,5 unidades. Assumindo que o SD das mudanças no escore MSEL seja de 15 unidades e 5 unidades como intervalo de equivalência, é suficiente recrutar 132 indivíduos (66 em cada braço) com 80% de poder e 5% de nível significativo. Os investigadores decidiram recrutar 200 indivíduos no total (100 em cada braço) após considerar retiradas e perda de acompanhamento. A randomização em bloco será usada para alocar os indivíduos recrutados em uma das intervenções. Uma lista de randomização será gerada pelo estatístico do estudo e os envelopes serão preparados. Dez pais serão recrutados de ambos os grupos para entrevistas semi-estruturadas em profundidade. Os investigadores pretendem recrutar um total de 20 pais para a entrevista, pois espera-se que seja um número suficiente para atingir a saturação temática qualitativa. Até 5 terapeutas envolvidos na entrega da terapia estarão envolvidos em uma discussão de grupo focal. Os investigadores conduzirão entrevistas detalhadas com as equipes do programa que estão envolvidas na coordenação e/ou supervisão do cuidado dos pacientes recrutados para o estudo (pediatra, coordenador do estudo, assistente de atendimento ao paciente). Os investigadores irão recrutar até um máximo de 10 funcionários. (ii) Como o estudo é conduzido como parte de cuidados e operações de rotina, existem restrições práticas que podem causar desvios de protocolo. Reagendamento de consultas pelos pais (ex. devido a constrangimentos de trabalho, doença do filho, outros acontecimentos) ou falta de marcação é inevitável. Portanto, para análises por protocolo, apenas participantes com desvio de protocolo maior, que serão definidos como participantes que não concluírem 80% das sessões de terapia pretendidas alocadas para seu braço de estudo, serão excluídos. Isso significa que um participante do braço de controle deve comparecer a pelo menos 8 das 10 sessões clínicas. Nas restantes 2 sessões, os participantes podem estar presentes por videoconferência (devido à pandemia de COVID-19) ou faltar à marcação. Para o estudo randomizado, uma vez que o estudo é um estudo de não inferioridade, a análise estatística será realizada com base no protocolo. Indivíduos com qualquer grande desvio de protocolo, conforme definido acima, serão excluídos da análise final. Todas as características demográficas, clínicas e de custo serão analisadas descritivamente. Média (DP) ou mediana (intervalo), o que for mais apropriado, será relatado para variáveis ​​numéricas, enquanto N (%) será relatado para variáveis ​​categóricas.2-amostra O teste T ou teste U de Mann-Whitney será usado para comparar a alteração do escore MSEL entre 2 braços. A diferença média e o IC de 95% serão estimados. Se o limite inferior do IC de 95% for superior a -5, a não inferioridade será declarada. Alterações na qualidade do envolvimento dos pais e filhos, pontuação do índice de estresse dos pais e pontuação adaptativa serão comparadas usando o teste T de 2 amostras ou o teste Mann-Whitney U, o que for mais apropriado. A regressão linear será usada para ajustar quaisquer covariáveis.

Para examinar a relação custo-eficácia, os investigadores irão comparar a utilização de recursos entre os grupos de tratamento e controle para estimar as diferenças de recursos e custos em termos absolutos da perspectiva do custo médico direto, bem como da perspectiva social (incluindo os custos diretos de viagem e o custo indireto do tempo dos pais). Como o estudo se concentra na não-inferioridade, a avaliação de custo-efetividade dependerá de se a intervenção economiza custos em relação ao padrão de atendimento. Os investigadores também realizarão estimativas de modelagem para quantificar a incerteza em torno da taxa de custo-efetividade incremental.

Para as entrevistas, a análise temática aplicada seria usada para analisar os dados qualitativos coletados para entender as preocupações e a experiência do programa na perspectiva dos pais. Um transcriptionist profissional irá completar a transcrição de dados. Uma diretriz operacional padrão e o formato do textual serão estabelecidos em conjunto pelo pesquisador principal e pelo transcritor. Posteriormente, a equipe de pesquisa de análise qualitativa realizará um processo iterativo e indutivo de identificação de novos temas e subtemas derivados das narrativas dos participantes. Um livro de códigos que melhor descrevesse os dados seria desenvolvido e usado por meio de codificação e comparação constante para estabelecer a confiabilidade entre codificadores pela equipe para a análise de todas as transcrições.