Tele-rehabiliteringsprogram: En innovativ og bæredygtig tidlig indsats for børn med autismespektrumforstyrrelser

I Singapore er Autism Spectrum Disorders (ASD) rangeret som nummer et i sygdomsbyrden for børn i alderen 0-14 år. Børneudviklingsenheden på Rigshospitalet betjener 3000 børn årligt, hvoraf 25-30 % af børnene har fået diagnosen ASD. Terapeutroller er at yde interim terapi til disse børn, før de kommer ind i lokalsamfundsbaserede Early Intervention Centre (EIPIC), som i øjeblikket har ventetider på 6-9 måneder. De nuværende begrænsninger med vores midlertidige pleje inkluderer lange ventetider, høje omkostninger for familier, mangel på mandskab og plads til at betjene patienterne, dårlig forældreinvolvering på grund af deres arbejdsforpligtelser, forældreproblemer med at deltage i hyppig, nødvendig hospitalsbehandling og vanskeligheder med at generalisere patienten. behandling til hjemmet/samfundet (faldende effektivitet). I øjeblikket omfatter klinikbaserede miljøer ikke naturlige miljøer for læringsudvikling, og derfor er spontan generalisering en udfordring og påvirker børns resultater. Standardinterventioner tillader ikke terapeuter at observere eller lette et barns adfærd og færdigheder under naturlige rutiner. Tidligere arbejde med telerehab viser, at det sikrer det bedste resultat for barnet. Det giver den bedste modalitet for terapeuter til at observere barnet under disse rutiner i hjemmemiljøer og give meningsfulde og relevante strategier i realtid. På trods af standardterapi er forventede signifikante resultater af forældretræning ikke opnået. Nøglefaktoren har været behovet for at give forældre mere instruktion og øvelse med indholdet i virkelige øjeblikke og interaktioner med børn. Telerehab letter tilvejebringelsen af ​​mere vedvarende muligheder for forældrecoaching i hjemmet (naturligt miljø). En klinikbaseret model for intervention kræver overgang af børn til nye miljøer. Børn med autismes intolerance over for ændringer i deres rutine/miljø er velkendt; typisk præsenteret med akutte symptomer på agitation eller angst. De er ofte nødlidende i kliniske miljøer, hvilket gør det vanskeligt for forældre og professionelle at fortsætte med det tidlige interventionsprogram. Telerehab giver tidlig indgriben i trygge og sikre naturlige hjemmesammenhænge for barnet og afværger dermed udfordringerne ved overgangen. Tidlig indsats, der ydes i det kliniske miljø, leveres ofte med kun én pårørende til stede. Logistik- og rejseomkostninger forhindrer flere pårørendes deltagelse i coachingprogrammer for tidlig intervention. Telerehab gør det muligt for flere pårørende at deltage i tidlig intervention og opbygge deres kapacitet gennem telekonferencesupport fra fagfolk. Tidligere modeller for hjemmebaserede interventioner har vist sig at medføre høje omkostninger for udbyderen med begrænset rækkevidde. Hjemmebesøg af professionelle medfører udgifter i form af rejsetid, rejseomkostninger, og dermed er antallet af familier, der er omfattet heraf, begrænset. Telerehab maksimerer virkningen af ​​hjemmebaserede interventioner uden høje omkostninger og med bredere rækkevidde. Omkostningerne ved tidlig intervention (EI) gennem Telerehab vil svare til de nuværende omkostninger ved klinikbaserede interventioner betalt af familier. De afholdte omkostninger er hovedsagelig teknologiinvesteringer og investering i professionel arbejdskraft. Den nuværende varighed af EI er 16 timer, hvilket er holdbart i op til 20 uger for hver familie baseret på nuværende CDU-sagsmængder på 150 nye henvisninger om året. Telerehab foreslår at opretholde kerneinterventionen i 47 uger i en varighed på 16 timer, hvilket fører til bedre bæredygtighed, hvilket også bidrager til produktivitetsgevinster. Dette demonstrerer skalerbarheden af ​​Telerehab-programmet.

Det nuværende standardprogram for tidlig interventionsbehandling er klinikterapi baseret på Foundational Skills Curriculum (FSC): en ramme for tidlig intervention udviklet ud fra resultaterne af et Autisme-forskningsprojekt udført i Storbritannien. Denne ramme giver en klar og systematisk tilgang til at forstå barnets funktion inden for 3 kerneområder af udvikling (på tværs af 141 punkter): Leg, socialt samspil og kommunikation.

Telerehab-programmet vil give forældrecoaching om EI gennem videokonferencer ved hjælp af FSC. Telerehab-programmet har til formål at forbedre adgangen til tjenester og lette indgreb i børns og deres familiers naturlige miljø ved at udvikle videokonferencer (VC) som et gennemførligt og acceptabelt medie til at opbygge forældreevner i EI. De specifikke servicemodelmål er at realisere positive gevinster i serviceeffektivitet (dvs. reduktion af den samlede tids- og ressourceudnyttelse pr. gennemført interventionsforløb i forhold til nuværende praksis); reducere de samlede omkostninger og ikke-økonomiske barrierer for patienter (dvs. adgang) samt de samlede omkostninger for sundhedssystemet pr. gennemført kursus (dvs. bæredygtighed) og realisere positive gevinster i udbyderens produktivitet og dermed omkostningseffektivitet (dvs. reducerede omkostninger pr. opnået enhedsresultat).

Implementeringsstrategier og patientflow CDU modtager henvisninger fra poliklinikker for børn med risiko for ASD. Disse henvisninger vil blive planlagt til en udviklingsvurdering af udviklingsbørnlægen. Baseline-vurderinger vil blive udført under programmet såvel som under standardbehandling. Børn, der er tilmeldt evalueringsstudiet, vil derefter fortsætte med enten standardprogrammet (klinikbaseret terapi) eller telerehab-programmet. Programplanen for patienten i form af besøgstype og interventionsblokke for både standardprogrammet og telerehab er vist i bilag 1: Programplan. Varigheden af ​​klinikbaserede interventionssessioner vil være 60 minutter, mens varigheden af ​​VC-baserede interventionssessioner vil være 45 minutter.

Baseline vurderinger Besøg 0/1: Barn, der er i risiko for ASD ved klinisk evaluering af den udviklingsmæssige børnelæge baseret på DSM-5-kriterierne, vil blive henvist til denne undersøgelse. Det informerede samtykke vil blive indhentet, inden du gennemgår nogen forskningsrelaterede aktiviteter.

Besøg 2 til 3: Ved forældresamtykke i besøg 0 eller 1 vil barnet blive vurderet på MSEL og ADOS. MSEL-vurdering kan dog udføres før informeret samtykke som en del af klinisk rutinepraksis. Deltagerne vil også blive vurderet på Vineland Adaptive Behavior Scales (VABS-III) og Parenting Stress Index-Short Form (PSI-SF). Børn, der opfylder kriterierne for autisme på ADOS og ikke har nogen af ​​eksklusionskriterierne, vil blive tilbudt at være en del af undersøgelsen.

Besøg 4: Efter afslutningen af ​​ovenstående vurderinger vil børnelægen dele MSEL- og ADOS-rapporten med forældrene og bekræfte tilmeldingen til undersøgelsen, hvis barnet opfylder inklusionskriterierne. Hvis barnet ikke gør det, vil de blive henvist til standardpleje uden for undersøgelsen. Børn, hvis forældre giver samtykke til at deltage i undersøgelsen, vil blive tilfældigt tildelt enten telerehab-programmet (eksperimentel arm) eller standardprogrammet (kontrolarm) ved hjælp af blokrandomisering. Børnelægen vil informere forældre til den undersøgelsesarm, som de er tilknyttet.

Besøg 5a: Indledende vurderinger baseret på FSC, Joint Engagement Rating Inventory (JERI), barnets rutiner (forældreinterview) og Family Early Intervention Quality of Life (FEIQoL) vil blive gennemført for alle. Forældre vil også deltage i en kort demografi- og omkostningsundersøgelse. Hvis forældrene ikke er i stand til at gennemføre undersøgelserne under deres klinikbaserede session, vil de få tilsendt undersøgelserne via e-mail eller bedt om at besvare spørgsmålene over et telefonopkald. Forældre kan også inviteres til at deltage i et (semistruktureret, dybdegående) interview for at evaluere den opfattede effektivitet af standardpleje.

Besøg 5b: For telerehab-gruppen vil indledende vurderinger og observationer blive indsamlet gennem 2 indstillinger, en klinikbaseret, samt en ved hjælp af VC. Sidstnævnte er gjort for at observere forældre-barn interaktioner og færdigheder demonstreret af barnet i sammenhæng med det naturlige hjemmemiljø. VC-vurderingen og interventionen vil blive udført ved hjælp af en MOHH bestilt VC-platform. Denne platform giver terapeuten og forældrene mulighed for at se, høre og kommunikere med hinanden live i realtid. Terapeuten får adgang til programmet fra en kontorcomputer med et web-kamera i klinikken, mens forældre får adgang til programmet fra deres hjem. Forældre, der ikke har det nødvendige udstyr til VC, vil blive forsynet med bærbare computere og nødvendigt tilbehør. Der vil blive givet en orientering om brug og pleje af VC-udstyr.

Besøg 6: Forældre til børn i begge programmer vil deltage i en forældreuddannelsesworkshop. Workshoppen vil diskutere forældres og terapeuters rolle i den tidlige indsats, de centrale områder, som børn har vanskeligheder med under udviklingen, brugen af ​​rutiner til at facilitere barnets læring og strategier, der kan indlejres i rutiner. Hvis forældre vælger ikke at deltage i workshoppen eller er ude af stand til at deltage i deres planlagte workshop, kan forældre stadig fortsætte med interventionsfasen. Forældre, der ikke er i stand til at deltage i workshoppen, vil blive mindet om at flytte workshoppen til den næste ledige dato og vil få tilsendt undervisningsdias og -materiale til dem via e-mail, så de kan læse dem. Forældre vil også have mulighed for at søge yderligere afklaring ved efterfølgende besøg hos deres behandler.

Intervention: Standardprogram Barnets profil med hensyn til deres udviklingsstatus baseret på indledende evalueringsresultater og en individualiseret interventionsplan (IIP) vil blive drøftet af terapeuten med forældrene. Terapeuten vil coache forældre i forbindelse med klinikbaserede legeaktiviteter og hjælpe forældre med at identificere sammenhænge og aktiviteter i hjemmet, hvor forældrene kunne følge op på programmet i hjemmet. Børn og deres forældre vil modtage standardprogrammet, som består af 16 klinikbaserede interventionssessioner á 60 min hver, opdelt i 3 interventionsblokke, med pauser imellem, så forældrene får mulighed for at øve sig hjemme. Denne ordning giver også forældre, der havde misset deres planlagte sessioner, mulighed for at få make-up sessioner i pauserne. Interventionssessioner styrker og udstyrer forældre med færdigheder og strategier til at engagere sig med deres barn derhjemme. Da programmet involverer adfærdsmæssig intervention og forældrecoaching, er aktiv deltagelse af forældre og barn nøglen til hver session. Realistiske udfordringer med hensyn til, at barn/forælder eller behandler er syg, eller når forælderen har arbejdsrelaterede forpligtelser, kan dog kræve omlægning eller aflysning af nogle besøg. Disse forventes ikke at have nogen negativ indvirkning på barnets helbred eller undersøgelsen.

Intervention: Telerehab-program Interventionen vil begynde med 2 klinikbaserede interventionssessioner på hver 60 minutter for at give tilstrækkelig mulighed for at engagere sig i relationel familiecentreret praksis, fælles beslutning og planlægning af IIP baseret på indledende evalueringer og udforske effektive strategier som grundlag for de efterfølgende interaktioner og coaching gennem VC.

Indstilling: Forud for interventionssessioner vil terapeuten og forælderen diskutere og identificere et passende og gennemførligt sted at placere de enheder efter eget valg, som ville give klare uhindrede visninger af forældre-barn interaktioner og aktiviteter. I 16 sessioner vil terapeuten og forælderen logge på MOHH VC-portalen for VC-opkaldet.

VC-sessioner leveres eksternt af barnets terapeut fra klinikken. Forældre, der ikke har det nødvendige udstyr til VC, vil få udleveret bærbare computere og rundstrålende mikrofoner. Den MOHH bestilte VC-platform vil blive brugt til at observere hjemmesessionen og coache forældre. Forældre vil orientere computerens web-cam til det valgte aktivitetsområde i hjemmet, mens de bruger det trådløse headset til kommunikation. En omnidirektionel bærbar mikrofon vil blive placeret i nærheden af ​​den rutinemæssige hjemmeaktivitet, så terapeuten kan se, lytte og forstå dynamikken i forældrebarns interaktioner klart under en given daglig rutine, der involverer barnet.

Telerehab-sessioner vil følge de etiske og praktiske retningslinjer for computer-medieret intervention, herunder online kommunikation, samtykke, fortrolighed amp; privatlivs- og sikkerhedsspørgsmål, verbal og nonverbal feedback.

Strategier: Forældre vil blive trænet i at bruge evidensbaserede strategier (f.eks. følge deres barns spor, imitation; modellering, kommunikative fristelser, legende forhindringer) under legeaktiviteter og daglige rutiner.

Tilgang: Interventionssessioner vil blive leveret af terapeuter uddannet i FSC og forældrecoaching-protokollen. Forældre-barn interaktioner under aktiviteter i hjemmet vil blive observeret gennem VC-platformen bestilt af MOHH. Forældre vil blive opfordret til at interagere med deres barn ved at bruge strategier, der sigter mod at øge deres barns opmærksomhed og motivation, turtagningsrutiner, initiere og reagere på fælles opmærksomhed, kommunikation osv. Sessioner vil følge protokollen om samarbejdspraksis. Protokollen giver en oversigt over sessionsstrukturen (dvs. indtjekning, gennemgang, observation, refleksion, forklaring og coaching af nye emner og strategier, opstilling af mål og opfølgende planlægning i hjemmesammenhæng og afslutning).

Ved starten af ​​sessionen vil forældrenes fremskridt fra det tidligere emne og eventuelle andre opdateringer blive gennemgået og diskuteret i 5-10 minutter. Dette efterfølges af en 10-minutters forældre-barn legeaktivitet. Aktiviteten giver terapeuten mulighed for at observere forældrenes kompetence i at implementere intervention (dvs. målene og effektiv brug af strategier) fra den forrige sessions coaching. Baseret på observationer, vil terapeuten coache yderligere for at styrke forældrenes selvtillid og kompetence i at bruge strategier til at lette opnåelsen af ​​specifikke læringsmål i IIP. I løbet af de sidste 10-15 minutter af hver session vil terapeuten søge feedback fra forælderen for at forstå forældrenes klarhed, komfort og tillid til at implementere interventionsplanen og give yderligere input og information, hvis det er nødvendigt. Terapeuten vil også tage fat på de udfordringer, man står over for eller forventede i forbindelse med implementering af interventionen i hjemmekonteksten. Terapeuten vil diskutere med forældrene om at implementere interventionsplanen ved hjælp af mindst to lege- eller daglige rutiner (naturligt forekommende muligheder), som forælderen har identificeret. Voksenlæringsprincipper vil blive vedtaget af terapeuten for at lette aktiv deltagelse i planlægning og implementering af intervention. Til klinikbaserede sessioner er der afsat yderligere 15 minutter for at give barnet og forældrene mulighed for at slå sig ned og transit ind og ud af terapeutens værelse.

Dataindsamling: For alle emner vil videooptagelser af forældres barns interaktioner blive taget på 4 specifikke tidspunkter, nemlig baseline, to midtvejsevalueringer og endelig gennemgang. Specifikt for børnene i telerehab-armen vil der blive foretaget en ekstra videooptagelse af forældres barns interaktion gennem VC for hver on-site gennemgang session, i alt 8 videooptagelsestidspunkter i hele programmets varighed. Optagede videoer vil blive downloadet og overført til en adgangskodekrypteret harddisk godkendt af institutionens databeskyttelses- og sikkerhedsteam. Disse optagelser kan kun tilgås af autoriserede teammedlemmer med institutionelle konti og eksterne bedømmere. De vil blive brugt til evaluering på JERI, NDBI-Fi og til inter-rater pålidelighedsvurdering.

Forældreleveret terapi (hjemmebaseret) Ved slutningen af ​​hver interventionssession og i slutningen af ​​hver interventionsblok vil der blive afholdt en fælles diskussion for at udarbejde en plan, som forældrene skal implementere. Dette vil omfatte de funktionelle mål, der skal indlejres, specifikke strategier, der skal bruges, som forælderen er blevet coachet i, og de hjemmerutiner, som forælderen planlægger at implementere. Interventionsrelaterede ressourcer såsom beskrivelse af strategier og eksempler på indlejring i rutiner og dokumenter på planen vil blive delt med forældrene til deres reference.

Program Tidslinje Selvom fastlagte tidsrammer for vurderinger, intervention og anmeldelser er vigtige, vil denne undersøgelse blive implementeret under rutinemæssige operationelle forhold i den kliniske tjeneste. Standardpraksis med at have den samme terapeut til hver session for kontinuitet vil blive vedtaget. Planlægningsudfordringer er en uundgåelig felttilstand. Dette forværres af behovet for omlægning af sessioner til tider, såsom når et barn/familiemedlem eller terapeut er syg. Af disse grunde kan varigheden af ​​tid til at gennemføre hver interventionsblok variere lidt for hvert barn. Det kan også variere mellem interventions- og kontrolgruppen.

Generelt, hvor der opstår forsinkelser fra planlægningen, vil deltagerne gå til næste fase af undersøgelsen (dvs. intervention og opfølgningsgennemgange) først, når de har gennemført alle planlagte sessioner i den foregående fase (f.eks. vil intervention først begynde, efter at alle baseline-vurderinger er afsluttet). Disse er anerkendt som begrænsninger af undersøgelsens design og vil blive taget i betragtning ved fortolkning af undersøgelsesresultaterne.

Opfølgning og gennemgang (Standardprogram og Telerehab-program) Midtvejsfremskridtsgennemgang: Besøg 7 til besøg 11 Børnelægegennemgang (to besøg): Børnelægen vil gennemgå barnets generelle udviklingsprofil, fremskridt og barnets og familiens behov. Klinikeren vil efter behov komme med passende anbefalinger og henvisninger.

Terapeutgennemgang (to besøg): Terapeuter vil gennemgå barnets udviklingsprofil på FSC og JERI for at spore fremskridt med interventionsplanen og med henblik på programevaluering. En omkostningsundersøgelse vil også blive gennemført med forældre under disse gennemgange af et medlem af undersøgelsesteamet for at identificere eventuelle ændringer i husstandens indkomst og omkostningsbyrde. Hvis forældrene ikke er i stand til at udfylde undersøgelsen under deres session, vil de få tilsendt undersøgelsen via e-mail eller bedt om at besvare spørgsmålene over et telefonopkald.

Midpoint IIP review: Terapeuter vil gennemgå barnet på den individualiserede interventionsplan (IIP), udviklet efter baseline vurdering og plan for yderligere intervention.

Afsluttende anmeldelser og vurderinger: Besøg 12 til 14. De endelige anmeldelser og vurderinger vil blive udført på tværs af tre sessioner, som kan finde sted i en hvilken som helst rækkefølge afhængigt af deltagerens tilgængelighed og terapeutens tidsplan.

Afsluttende gennemgang med terapeut: Barnet vil blive evalueret på basis af vurderingsforanstaltningerne. Forældre vil også få en forældretilfredshedsundersøgelse, omkostningsundersøgelse og FEIQoL-undersøgelse, som de skal udfylde. Hvis forældrene ikke er i stand til at gennemføre undersøgelserne under deres klinikbaserede session, vil de få tilsendt undersøgelserne via e-mail eller bedt om at besvare spørgsmålene over et telefonopkald. For børn i telerehab-gruppen vil der være en VC-gennemgang udover den klinikbaserede vurdering.

Sygeplejerske Vurdering: Barnet vil blive evalueret på MSEL. Forældrestressindekset vil blive administreret som en del af denne vurdering.

Psykologvurdering: VABS-III vil blive administreret til forælderen til denne vurdering.

Afsluttende børnelægegennemgang: Besøg 15 Dette sidste børnelægebesøg er for børnelægen for at dele rapporterne om evalueringerne, diskutere fremskridt og yderligere behov hos barn og familie.

Overførsel til programmer for tidlig indsats CDU tilbyder midlertidig terapi til børn, der afventer deres tilmelding til en EIPIC (eller privat tidlig interventionstjeneste). Under normale omstændigheder modtager barnet ingen intervention fra EIPIC i de første 10 uger ved indskrivningen, da barnet er ved at blive vurderet. I denne overgangsperiode fortsætter barnet med at modtage CDU-intervention i henhold til standard klinisk praksis. Som sådan vil børn i denne undersøgelse fortsætte med at modtage intervention i 10 uger efter EIPIC-tilmelding. Tilsvarende vil deltagere, der er blevet overført til en privat indsats, fortsat modtage intervention i henhold til undersøgelsesprotokollen, så længe de ikke er begyndt at modtage intervention i den private tjeneste.

Børn fortsætter også med at forblive som CDU-patienter under deres lægers pleje indtil 7-års alderen, uanset om de er blevet tilmeldt en EIPIC eller privat tjeneste. Som sådan vil undersøgelsesdeltagere, der er blevet overført til en EIPIC, stadig blive vurderet pr. protokol for midtvejsevalueringer og endelige anmeldelser og vurderinger. Disse vurderinger vil så vidt muligt være planlagt til at falde sammen med deres læges opfølgning på CDU som led i standardbehandling.

(i) Undersøgelsen er designet som en non-inferiority undersøgelse for at sammenligne ændringerne i MSEL mellem 2 programmer.

Efterforskerne forventede, at ændringen i MSEL-score for forsøgspersonerne i telerehab-programarmen vil være mindre bedre end i standardprogramarmen med 1,5 enheder. Forudsat at SD for ændringer i MSEL-score er 15 enheder og 5 enheder som ækvivalensinterval, er det tilstrækkeligt at rekruttere 132 forsøgspersoner (66 i hver arm) med 80 % kraft og 5 % signifikant niveau. Efterforskerne besluttede at rekruttere 200 forsøgspersoner i alt (100 i hver arm) efter at have overvejet tilbagetrækninger og mistede til opfølgning. Blokrandomisering vil blive brugt til at allokere de rekrutterede forsøgspersoner til en af ​​interventionerne. En randomiseringsliste vil blive genereret af undersøgelsens statistiker, og kuverter vil blive udarbejdet. 10 forældre vil blive rekrutteret fra begge grupper til semistrukturerede dybdeinterviews. Efterforskerne sigter mod at rekruttere i alt 20 forældre til interviewet, da det forventes at være et tilstrækkeligt antal til at opnå kvalitativ tematisk mætning. Op til 5 terapeuter involveret i at levere terapi vil blive involveret i en fokusgruppediskussion. Efterforskerne vil gennemføre dybdegående interview med programmets personale, der er involveret i at koordinere og/eller føre tilsyn med behandlingen af ​​patienter, der er rekrutteret til undersøgelsen (børnelæge, studiekoordinator, patientservicemedarbejder). Efterforskerne vil ansætte op til maksimalt 10 medarbejdere. (ii) Da undersøgelsen udføres som en del af rutinemæssig pleje og operationer, er der praktiske begrænsninger, der kan forårsage protokolafvigelser. Omlægning af aftaler af forældrene (f. på grund af arbejdsbegrænsninger, børns sygdom, andre begivenheder) eller manglende aftaler er uundgåelig. For analyser pr. protokol vil kun deltagere med større protokolafvigelse, som vil blive defineret som deltagere, der ikke gennemfører 80 % af de tilsigtede terapisessioner, der er allokeret til deres undersøgelsesarm, blive udelukket. Det betyder, at en kontrolarmsdeltager skal deltage i mindst 8 ud af 10 klinikbaserede sessioner. I de resterende 2 sessioner kan deltagerne enten deltage i det gennem videokonferencer (på grund af COVID-19-pandemien) eller gå glip af aftalen. For det randomiserede forsøg, da undersøgelsen er et non-inferiority-studie, vil statistisk analyse blive udført på en protokolbasis. Emner med større protokolafvigelser som defineret ovenfor vil blive udelukket fra den endelige analyse. Alle demografiske, kliniske og omkostningskarakteristika vil blive analyseret beskrivende. Middelværdi (SD) eller median (interval), alt efter hvad der er mest passende vil blive rapporteret for numeriske variabler, mens N (%) vil blive rapporteret for kategoriske variabler.2-stikprøve T-test eller Mann-Whitney U-test vil blive brugt til at sammenligne ændringen af ​​MSEL-score mellem 2 arme. Middelforskel og 95 % CI vil blive estimeret. Hvis den nedre grænse for 95 % CI er mere end -5, vil der blive erklæret non-inferiority. Ændringer i kvaliteten af ​​forældrenes barnengagement, forældres stressindeksscore og adaptive score vil blive sammenlignet ved at bruge enten 2-stikprøve T-test eller Mann-Whitney U-test, alt efter hvad der er mest passende. Lineær regression vil blive brugt til at justere for eventuelle covariater.

For at undersøge omkostningseffektiviteten vil efterforskerne sammenligne ressourceudnyttelsen mellem behandlings- og kontrolgrupper for at estimere ressource- og omkostningsforskelle i absolutte tal ud fra det direkte medicinske omkostningsperspektiv såvel som det samfundsmæssige perspektiv (inklusive de direkte omkostninger ved rejser og de indirekte omkostninger). af forældrenes tid). Da forsøget fokuserer på non-inferiority, vil vurderingen af ​​omkostningseffektivitet bero på, om interventionen er omkostningsbesparende i forhold til standarden for pleje. Efterforskerne vil også udføre modelleringsestimater for at kvantificere usikkerheden omkring det inkrementelle omkostningseffektivitetsforhold.

Til interviewene vil anvendt tematisk analyse blive brugt til at analysere de kvalitative data indsamlet for at forstå bekymringerne og erfaringerne med programmet fra forældrenes perspektiv. En professionel transkriptionist vil fuldføre datatransskription. En standard betjeningsvejledning og format for ordret vil blive etableret i fællesskab af hovedforskeren og transskriptionsmanden. Efterfølgende vil den kvalitative analyse forskergruppe udføre en iterativ og induktiv proces med at identificere nye temaer og undertemaer udledt af deltagernes fortællinger. En kodebog, der bedst beskriver dataene, ville blive udviklet og brugt gennem kodning og konstant sammenligning for at etablere inter-coder-pålidelighed af teamet til analyse af alle transskriptioner.