Telerevalidatieprogramma: een innovatieve en duurzame dienst voor vroegtijdige interventie voor kinderen met autismespectrumstoornissen

In Singapore staat autismespectrumstoornissen (ASS) op nummer één in ziektelast voor kinderen van 0-14 jaar. De Child Development Unit van het National University Hospital bedient jaarlijks 3000 kinderen, van wie bij 25-30% van de kinderen de diagnose ASS is gesteld. De rol van de therapeut is om deze kinderen tussentijdse therapie te geven voordat ze worden opgenomen in gemeenschapsgerichte Early Intervention Centres (EIPIC), die momenteel wachttijden van 6-9 maanden hebben. Huidige beperkingen met onze interim-zorg omvatten lange wachttijden, hoge kosten voor gezinnen, gebrek aan mankracht en ruimte om de patiënten te dienen, slechte betrokkenheid van ouders vanwege hun werkverplichtingen, ouderlijke problemen om frequente, noodzakelijke, ziekenhuisbehandelingen bij te wonen en problemen om de patiënt te generaliseren behandeling naar de thuis-/gemeenschapsomgeving (afnemende effectiviteit). Op dit moment omvat de klinische omgeving geen natuurlijke omgeving voor leerontwikkeling en daarom is spontane generalisatie een uitdaging en heeft het invloed op de resultaten van het kind. Standaardinterventies stellen therapeuten niet in staat om het gedrag en de vaardigheden van een kind tijdens natuurlijke routines te observeren of te faciliteren. Eerder werk over telerehab laat zien dat het de beste uitkomst voor het kind garandeert. Het biedt de beste modaliteit voor therapeuten om het kind tijdens deze routines in thuisomgevingen te observeren en in realtime zinvolle en relevante strategieën aan te bieden. Ondanks standaardtherapie zijn de verwachte significante resultaten van oudertraining niet bereikt. De belangrijkste factor was de behoefte om ouders meer instructies te geven en te oefenen met de inhoud in real-life momenten en interacties met kinderen. Telerehab faciliteert het bieden van meer duurzame mogelijkheden voor oudercoaching binnen de thuissituatie (natuurlijke omgeving). Een op een kliniek gebaseerd interventiemodel vereist de overgang van kinderen naar nieuwe omgevingen. De intolerantie van kinderen met autisme voor veranderingen in hun routine/omgeving is algemeen bekend; meestal gepresenteerd met acute symptomen van agitatie of angst. Ze zijn vaak van streek in klinische omgevingen, waardoor het voor de ouder en professionals moeilijk is om door te gaan met het programma voor vroegtijdige interventie. Telerehab biedt vroegtijdige interventie in een veilige natuurlijke thuiscontext van het kind, waardoor de uitdagingen van de overgang worden afgewend. Vroegtijdige interventiediensten die in de klinische setting worden aangeboden, worden vaak geleverd met slechts één verzorger aanwezig. Logistiek en reiskosten verhinderen deelname van meerdere zorgverleners aan coachingprogramma's voor vroegtijdige interventie. Telerehab maakt het mogelijk voor meerdere zorgverleners om deel te nemen aan vroegtijdige interventie en hun capaciteiten op te bouwen door middel van teleconferentieondersteuning van professionals. Eerdere modellen van thuisinterventies bleken hoge kosten met zich mee te brengen voor de aanbieder met een beperkt bereik. Huisbezoeken door professionals brengen kosten met zich mee in de vorm van reistijd, reiskosten en daarmee is het aantal gezinnen dat hierdoor gedekt wordt beperkt. Telerehab maximaliseert de impact van thuisinterventies zonder hoge kosten en met een groter bereik. De kosten van vroegtijdige interventie (EI) via Telerehab zullen vergelijkbaar zijn met de huidige kosten van klinische interventies die door gezinnen worden betaald. De gemaakte kosten zijn in wezen investeringen in technologie en investeringen in professionele mankracht. De huidige duur van EI is 16 uur, wat voor elk gezin tot 20 weken houdbaar is op basis van de huidige CDU-caseloads van 150 nieuwe verwijzingen per jaar. Telerehab stelt voor om de kerninterventie gedurende 47 weken gedurende 16 uur vol te houden, wat leidt tot een betere duurzaamheid, wat ook bijdraagt ​​aan productiviteitswinst. Dit toont de schaalbaarheid van het Telerehab-programma aan.

Het huidige standaardprogramma voor vroegtijdige interventiebehandeling is klinische therapie op basis van het Foundational Skills Curriculum (FSC): een raamwerk voor vroege interventie dat is ontwikkeld op basis van de resultaten van een autisme-onderzoeksproject dat in het VK is uitgevoerd. Dit raamwerk biedt een duidelijke en systematische benadering om het functioneren van het kind te begrijpen op 3 kerngebieden van ontwikkeling (verspreid over 141 items): spel, sociale interactie en communicatie.

Het telerehab-programma biedt oudercoaching over EI via videoconferenties met behulp van de FSC. Het telerehabilitatieprogramma heeft tot doel de toegang tot diensten te verbeteren en interventie in de natuurlijke omgeving van kinderen en hun gezinnen te vergemakkelijken door videoconferenties (VC) te ontwikkelen als een haalbaar en acceptabel medium om oudervaardigheden in EI op te bouwen. De specifieke doelstellingen van het servicemodel zijn het realiseren van positieve winsten in service-efficiëntie (d.w.z. vermindering van de totale tijd en het gebruik van middelen per voltooide interventiecursus ten opzichte van de huidige praktijk); de totale kosten en niet-financiële belemmeringen voor patiënten (d.w.z. toegang) evenals de totale kosten voor het gezondheidssysteem per voltooide cursus (d.w.z. duurzaamheid) en positieve winsten realiseren in de productiviteit van aanbieders en daarmee kosteneffectiviteit (d.w.z. lagere kosten per bereikte uitkomst).

Implementatiestrategieën en patiëntenstroom CDU ontvangt verwijzingen van poliklinieken voor kinderen met een risico op ASS. Deze verwijzingen worden ingepland voor een ontwikkelingsassessment door de kinderarts ontwikkelingsstoornissen. Baseline-evaluaties zullen zowel onder het programma als onder standaardzorg worden uitgevoerd. Kinderen die deelnemen aan het evaluatieonderzoek gaan dan verder met het standaardprogramma (klinische therapie) of het telerevalidatieprogramma. Het programmaschema voor de patiënt in termen van soort bezoeken en interventieblokken voor zowel het standaardprogramma als telerevalidatie is weergegeven in Bijlage 1: Programmaschema. De duur van op de kliniek gebaseerde interventiesessies is 60 minuten, terwijl de duur van op VC gebaseerde interventiesessies 45 minuten is.

Basislijnbeoordelingen Bezoek 0/1: kind dat risico loopt op ASS bij klinische evaluatie door de kinderarts voor ontwikkeling op basis van de DSM-5-criteria zal worden doorverwezen voor dit onderzoek. De geïnformeerde toestemming zal worden verkregen voorafgaand aan het ondergaan van onderzoeksgerelateerde activiteiten.

Bezoek 2 t/m 3: Na toestemming van de ouders bij Bezoek 0 of 1 wordt het kind beoordeeld op de MSEL en ADOS. MSEL-beoordeling kan echter worden uitgevoerd vóór geïnformeerde toestemming als onderdeel van de klinische routinepraktijk. Deelnemers worden ook beoordeeld op de Vineland Adaptive Behavior Scales (VABS-III) en Parenting Stress Index-Short Form (PSI-SF). Kinderen die voldoen aan de criteria voor autisme op de ADOS en geen van de uitsluitingscriteria hebben, zullen worden aangeboden om deel te nemen aan het onderzoek.

Bezoek 4: Na voltooiing van de bovenstaande beoordelingen deelt de kinderarts het MSEL- en ADOS-rapport met de ouders en bevestigt de inschrijving voor het onderzoek als het kind voldoet aan de inclusiecriteria. Als het kind dat niet doet, wordt het buiten het onderzoek doorverwezen naar de reguliere zorg. Kinderen van wie de ouders toestemming geven om aan het onderzoek deel te nemen, zullen willekeurig worden toegewezen aan het telerevalidatieprogramma (experimentele groep) of het standaardprogramma (controlegroep) met behulp van blokrandomisatie. De kinderarts informeert de ouders over de studiearm waaraan ze zijn toegewezen.

Bezoek 5a: Eerste beoordelingen op basis van de FSC, Joint Engagement Rating Inventory (JERI), routines van het kind (interview met ouders) en Family Early Intervention Quality of life (FEIQoL) zullen voor iedereen worden voltooid. Ouders zullen ook deelnemen aan een korte demografische en kostenenquête. Als ouders de enquêtes niet kunnen invullen tijdens hun klinische sessie, krijgen ze de enquêtes per e-mail toegestuurd of worden ze gevraagd de vragen via een telefoongesprek te beantwoorden. Ouders kunnen ook worden uitgenodigd om deel te nemen aan een (semigestructureerd, diepte-) interview om de ervaren effectiviteit van standaardzorg te evalueren.

Bezoek 5b: Voor de telerehab-groep zullen de eerste beoordelingen en observaties worden verzameld via 2 instellingen, één in de kliniek en één met behulp van VC. Dit laatste wordt gedaan om ouder-kind interacties en vaardigheden van het kind te observeren in de context van de natuurlijke thuisomgeving. De VC-beoordeling en -interventie zullen worden uitgevoerd met behulp van een door MOHH in opdracht gegeven VC-platform. Met dit platform kunnen de therapeut en ouders elkaar live in realtime zien, horen en communiceren. De therapeut heeft toegang tot het programma vanaf een computer op kantoor met een webcamera in de kliniek, terwijl ouders het programma vanuit hun huis kunnen openen. Ouders die niet over de benodigde apparatuur voor VC beschikken, krijgen notebooks en benodigde accessoires. Een oriëntatie op het gebruik en onderhoud van VC-apparatuur zal worden verstrekt.

Bezoek 6: Ouders van kinderen in beide programma's zullen een workshop oudereducatie bijwonen. De workshop bespreekt de rol van ouders en therapeuten bij vroege interventie, de belangrijkste gebieden waar kinderen tijdens de ontwikkeling problemen mee hebben, het gebruik van routines om het leren van het kind te vergemakkelijken en strategieën die in routines kunnen worden ingebed. Als ouders ervoor kiezen om de workshop niet bij te wonen of de geplande workshop niet kunnen bijwonen, kunnen ouders toch doorgaan met de interventiefase. Ouders die niet in staat zijn om de workshop bij te wonen, worden eraan herinnerd om de workshop te verplaatsen naar de volgende beschikbare datum en krijgen trainingsdia's en materialen per e-mail toegestuurd om te lezen. Ouders krijgen ook de gelegenheid om tijdens volgende bezoeken aan hun therapeut verdere opheldering te vragen.

Interventie: Standaardprogramma Het profiel van het kind in termen van ontwikkelingsstatus op basis van de eerste evaluatieresultaten en een geïndividualiseerd interventieplan (IIP) wordt door de therapeut met de ouders besproken. De therapeut zal ouders coachen in het kader van speelactiviteiten in de kliniek en ouders helpen bij het identificeren van contexten en activiteiten thuis waar de ouders het programma thuis zouden kunnen opvolgen. Kinderen en hun ouders krijgen het standaardprogramma dat bestaat uit 16 klinische interventiesessies van elk 60 minuten, opgedeeld in 3 interventieblokken, met tussendoor pauzes zodat ouders thuis kunnen oefenen. Met deze regeling kunnen ouders die hun geplande sessies hebben gemist, ook in de pauzes worden ingehaald. Interventiesessies versterken en rusten ouders uit met vaardigheden en strategieën om thuis met hun kind om te gaan. Aangezien het programma bestaat uit gedragsinterventie en oudercoaching, staat actieve deelname van ouder en kind centraal in elke sessie. Echter, realistische uitdagingen in termen van onwel zijn van kind/ouder of therapeut, of wanneer de ouder werkgerelateerde verplichtingen heeft, kunnen het verplaatsen of annuleren van sommige bezoeken vereisen. Deze zullen naar verwachting geen nadelige invloed hebben op de gezondheid van het kind of het onderzoek.

Interventie: Telerehab-programma De interventie begint met 2 klinische interventiesessies van elk 60 minuten om voldoende gelegenheid te bieden om deel te nemen aan relationele gezinsgerichte praktijken, gezamenlijke besluitvorming en planning van de IIP op basis van eerste evaluaties en het verkennen van effectieve strategieën als basis voor de daaropvolgende interacties en coaching via VC.

Omgeving: Voorafgaand aan de interventiesessies bespreken de therapeut en de ouder een geschikte en haalbare locatie om de apparaten van hun keuze te plaatsen die een duidelijk onbelemmerd zicht bieden op de interacties en activiteiten tussen ouder en kind. Gedurende 16 sessies loggen de therapeut en de ouder in op het MOHH VC-portaal voor het VC-gesprek.

VC-sessies worden op afstand verzorgd door de therapeut van het kind vanuit de kliniek. Ouders die niet over de benodigde apparatuur voor VC beschikken, krijgen notebooks en omnidirectionele microfoons. Het VC-platform in opdracht van MOHH zal worden gebruikt voor het observeren van de thuissessie en het coachen van ouders. Ouders richten de webcam van de computer op het geselecteerde activiteitengebied in huis terwijl ze de draadloze headset gebruiken voor communicatie. Een omnidirectionele draagbare microfoon wordt in de buurt van de routinematige thuisactiviteit geplaatst, zodat de therapeut de dynamiek van ouder-kindinteracties duidelijk kan zien, luisteren en begrijpen tijdens een bepaalde dagelijkse routine waarbij het kind betrokken is.

Telerehab-sessies volgen de ethische en praktijkrichtlijnen van computerondersteunde interventie, inclusief online communicatie, toestemming, vertrouwelijkheid en; privacy- en veiligheidskwesties, verbale en non-verbale feedback.

Strategieën: Ouders worden getraind in het gebruik van evidence-based strategieën (bijv. de leiding van hun kind volgen, imitatie; modelleren, communicatieve verleidingen, speelse belemmeringen) tijdens speelactiviteiten en dagelijkse routine.

Aanpak: Interventiesessies worden verzorgd door therapeuten die getraind zijn in de FSC en het oudercoachingsprotocol. Ouder-kind interacties tijdens activiteiten thuis worden geobserveerd via het VC-platform in opdracht van MOHH. Ouders zullen worden aangemoedigd om met hun kind om te gaan door middel van strategieën die gericht zijn op het vergroten van de aandacht en motivatie van hun kind, beurtelingse routines, het initiëren van en reageren op gezamenlijke aandacht, communicatie, enz. Sessies zullen het collaboratieve oefenprotocol volgen. Het protocol geeft een overzicht van de sessiestructuur (d.w.z. inchecken, reviewen, observeren, reflecteren, uitleggen en coachen van nieuwe onderwerpen en strategieën, doelen stellen en vervolgplanning in de thuiscontext en afsluiten).

Aan het begin van de sessie worden de vorderingen van de ouders ten opzichte van het vorige onderwerp en eventuele andere updates gedurende 5-10 minuten bekeken en besproken. Dit wordt gevolgd door een ouder-kind spelactiviteit van 10 minuten. De activiteit stelt de therapeut in staat om de competentie van de ouder te observeren in het implementeren van interventie (d.w.z. de doelen en effectief gebruik van strategieën) uit de coaching van de vorige sessie. Op basis van gemaakte observaties zal de therapeut verder coachen om het vertrouwen en de competentie van ouders te versterken in het gebruik van strategieën om het bereiken van specifieke leerdoelen in de IIP te vergemakkelijken. Tijdens de laatste 10-15 minuten van elke sessie zal de therapeut de ouder om feedback vragen om inzicht te krijgen in de duidelijkheid, het comfort en het vertrouwen van de ouder bij het uitvoeren van het interventieplan en om indien nodig verdere input en informatie te geven. De therapeut gaat ook in op eventuele uitdagingen die zich voordoen of die worden verwacht in het kader van de implementatie van de interventie in de thuiscontext. De therapeut zal met de ouders overleggen om het interventieplan uit te voeren met behulp van ten minste twee spel- of dagelijkse routines (natuurlijk voorkomende kansen) die door de ouder zijn geïdentificeerd. De principes van volwasseneneducatie zullen door de therapeut worden overgenomen om actieve deelname aan planning en interventie-implementatie te vergemakkelijken. Voor klinische sessies wordt 15 minuten extra uitgetrokken om het kind en de ouders in staat te stellen tot rust te komen en de kamer van de therapeut in en uit te gaan.

Gegevensverzameling: Voor alle proefpersonen worden video-opnamen van interacties tussen ouders en kinderen gemaakt op 4 specifieke tijdstippen, namelijk Baseline, twee tussentijdse beoordelingen en eindbeoordeling. Specifiek voor de kinderen in de telerehab-arm zal er een extra video-opname van ouder-kind-interactie worden gemaakt via VC voor elke on-site beoordelingssessie, in totaal 8 video-opnametijdstippen gedurende de duur van het programma. Opgenomen video's worden gedownload en overgebracht naar een met een wachtwoord gecodeerde harde schijf die is geautoriseerd door de gegevensbeschermings- en beveiligingsteams van de instelling. Deze opnames zijn alleen toegankelijk voor geautoriseerde teamleden met institutionele accounts en externe beoordelaars. Ze zullen worden gebruikt voor evaluatie op de JERI, NDBI-Fi en voor interbeoordelaarsbetrouwbaarheidsbeoordeling.

Door ouders gegeven therapie (thuis) Aan het einde van elke interventiesessie en aan het einde van elk interventieblok wordt er een gezamenlijk gesprek gehouden om een ​​plan op te stellen dat ouders kunnen uitvoeren. Dit omvat de functionele doelen die moeten worden ingebed, specifieke strategieën die moeten worden gebruikt waarin de ouder is gecoacht en de thuisroutines die de ouder van plan is te implementeren. Middelen die verband houden met de interventie, zoals een beschrijving van strategieën en voorbeelden van inbedding in routines en documenten over het plan, zullen ter referentie met de ouders worden gedeeld.

Programmatijdlijn Hoewel vastgestelde tijdschema's voor beoordelingen, interventie en beoordelingen belangrijk zijn, zal deze studie worden uitgevoerd onder routinematige operationele omstandigheden van de klinische dienst. De standaardpraktijk van het hebben van dezelfde therapeut voor elke sessie voor continuïteit zal worden overgenomen. Planningsuitdagingen zijn een onvermijdelijke veldconditie. Dit wordt nog verergerd door de noodzaak om sessies soms opnieuw te plannen, bijvoorbeeld wanneer een kind/familielid of therapeut onwel is. Om deze redenen kan de tijd die nodig is om elk interventieblok te voltooien enigszins variëren voor elk kind. Het kan ook variëren tussen de interventie- en controlegroep.

In het algemeen geldt dat wanneer er vertragingen optreden bij de planning, deelnemers doorgaan naar de volgende fase van het onderzoek (d.w.z. interventie- en follow-upbeoordelingen) alleen wanneer ze alle geplande sessies in de vorige fase hebben voltooid (interventie begint bijvoorbeeld pas nadat alle basisbeoordelingen zijn voltooid). Deze worden erkend als beperkingen van het onderzoeksontwerp en zullen worden overwogen bij het interpreteren van de onderzoeksresultaten.

Follow-up en beoordeling (standaardprogramma en telerehabprogramma) Tussentijdse voortgangsbeoordeling: bezoek 7 tot bezoek 11 Pediaterbeoordeling (twee bezoeken): De kinderarts zal het algemene ontwikkelingsprofiel, de voortgang en de behoeften van het kind en het gezin beoordelen. De arts zal passende aanbevelingen doen en indien nodig doorverwijzen.

Beoordeling door therapeut (twee bezoeken): Therapeuten zullen het ontwikkelingsprofiel van het kind op de FSC en JERI bekijken om de voortgang van het interventieplan bij te houden en voor programma-evaluatiedoeleinden. Tijdens deze beoordelingen zal ook een kostenonderzoek bij de ouders worden uitgevoerd door een lid van het onderzoeksteam om eventuele veranderingen in het gezinsinkomen en de kostenlast te identificeren. Als ouders de enquête niet kunnen invullen tijdens hun sessie, krijgen ze de enquête per e-mail toegestuurd of worden ze gevraagd de vragen telefonisch te beantwoorden.

Halverwege de IIP-beoordeling: Therapeuten zullen het kind beoordelen op basis van het geïndividualiseerde interventieplan (IIP) dat is ontwikkeld na de nulmeting en plannen maken voor verdere interventie.

Laatste beoordelingen en beoordelingen: Bezoek 12 tot 14 De laatste beoordelingen en beoordelingen worden uitgevoerd in drie sessies, die in willekeurige volgorde kunnen plaatsvinden, afhankelijk van de beschikbaarheid van de deelnemer en het schema van de therapeut.

Laatste beoordeling met therapeut: Het kind wordt geëvalueerd op basis van de basisbeoordelingsmaatregelen. Ouders krijgen ook een oudertevredenheidsonderzoek, kostenonderzoek en FEIQoL-onderzoek om in te vullen. Als ouders de enquêtes niet kunnen invullen tijdens hun klinische sessie, krijgen ze de enquêtes per e-mail toegestuurd of worden ze gevraagd de vragen via een telefoongesprek te beantwoorden. Voor kinderen in de telerehab-groep zal er naast de klinische beoordeling een VC-beoordeling plaatsvinden.

Verpleegkundige beoordeling: het kind wordt beoordeeld op MSEL. Als onderdeel van deze beoordeling wordt de Parental Stress Index afgenomen.

Beoordeling door psycholoog: VABS-III wordt voor deze beoordeling aan de ouder afgenomen.

Final Pediatrician review: Bezoek 15 Dit laatste kinderartsbezoek is voor de kinderarts om de rapporten over de evaluaties te delen, de voortgang en verdere behoeften van kind en gezin te bespreken.

Overgang naar programma's voor vroegtijdige interventie CDU biedt tijdelijke therapie aan kinderen in afwachting van hun inschrijving bij een EIPIC (of particuliere dienst voor vroegtijdige interventie). Onder normale omstandigheden krijgt het kind geen tussenkomst van EIPIC in de eerste 10 weken na inschrijving terwijl het kind wordt beoordeeld. In deze overgangsperiode blijft het kind CDU-interventie ontvangen volgens de standaard klinische praktijk. Als zodanig zullen kinderen in deze studie gedurende 10 weken na EIPIC-inschrijving interventie blijven ontvangen. Evenzo zullen deelnemers die zijn overgeplaatst naar een privé-interventiedienst interventie blijven ontvangen volgens het onderzoeksprotocol zolang ze niet zijn begonnen met interventie bij de privé-dienst.

Kinderen blijven ook als CDU-patiënt onder de hoede van hun arts tot ze 7 jaar oud zijn, ongeacht of ze zijn ingeschreven bij een EIPIC of een particuliere dienst. Als zodanig worden studiedeelnemers die zijn overgeplaatst naar een EIPIC nog steeds volgens protocol beoordeeld voor tussentijdse voortgangsbeoordelingen en eindbeoordelingen en beoordelingen. Voor zover mogelijk zullen deze beoordelingen worden gepland om samen te vallen met de follow-up van hun arts op de CDU als onderdeel van de standaardzorg.

(i) De studie is opgezet als een non-inferioriteitsstudie om de veranderingen in MSEL tussen 2 programma's te vergelijken.

De onderzoekers verwachtten dat de verandering in MSEL-score voor de proefpersonen in de telerevalidatieprogramma-arm iets beter zal zijn dan die in de standaardprogramma-arm met 1,5 eenheden. Ervan uitgaande dat de SD van veranderingen in de MSEL-score 15 eenheden is en 5 eenheden als equivalentiebereik, is het voldoende om 132 proefpersonen (66 in elke arm) te rekruteren met 80% vermogen en 5% significant niveau. De onderzoekers besloten om in totaal 200 proefpersonen te rekruteren (100 in elke arm) na het overwegen van terugtrekkingen en lost to follow-up. Blokrandomisatie zal worden gebruikt om de gerekruteerde proefpersonen toe te wijzen aan een van de interventies. De studiestatisticus zal een randomisatielijst opstellen en er zullen enveloppen worden opgesteld. Uit beide groepen worden 10 ouders geworven voor semigestructureerde diepte-interviews. De onderzoekers streven ernaar om in totaal 20 ouders te rekruteren voor het interview, aangezien verwacht wordt dat dit voldoende zal zijn om kwalitatieve thematische verzadiging te bereiken. Maximaal 5 therapeuten die betrokken zijn bij het geven van therapie zullen worden betrokken bij een focusgroepsgesprek. De onderzoekers zullen diepte-interviews houden met de programmamedewerkers die betrokken zijn bij het coördineren en/of toezicht houden op de zorg voor patiënten die voor het onderzoek zijn aangeworven (kinderarts, studiecoördinator, medewerker patiëntenzorg). De rechercheurs zullen maximaal 10 personeelsleden aanwerven. (ii) Aangezien het onderzoek wordt uitgevoerd als onderdeel van routinematige zorg en operaties, zijn er praktische beperkingen waardoor protocolafwijkingen kunnen optreden. Verzetten van afspraken door de ouders (bijv. wegens werkbeperkingen, ziekte van het kind, andere gebeurtenissen) of het niet nakomen van afspraken is onvermijdelijk. Daarom worden voor per-protocolanalyses alleen deelnemers met een grote protocolafwijking, die worden gedefinieerd als deelnemers die niet 80% van de beoogde therapiesessies die zijn toegewezen aan hun onderzoeksarm, voltooid, uitgesloten. Dit betekent dat een deelnemer aan de controlearm minimaal 8 van de 10 klinische sessies moet bijwonen. Voor de overige 2 sessies kunnen deelnemers ofwel deelnemen via videoconferenties (vanwege de COVID-19-pandemie) of de afspraak missen. Aangezien de studie een non-inferioriteitsstudie is, zal voor de gerandomiseerde studie statistische analyse per protocol worden uitgevoerd. Proefpersonen met een grote afwijking van het protocol zoals hierboven gedefinieerd, worden uitgesloten van de uiteindelijke analyse. Alle demografische, klinische en kostenkenmerken worden beschrijvend geanalyseerd. Gemiddelde (SD) of mediaan (bereik), afhankelijk van wat het meest geschikt is, wordt gerapporteerd voor numerieke variabelen, terwijl N (%) wordt gerapporteerd voor categorische variabelen.2-sample T-test of Mann-Whitney U-test zal worden gebruikt om de verandering van de MSEL-score tussen 2 armen te vergelijken. Gemiddeld verschil en 95%-BI worden geschat. Als de ondergrens van het 95%-BI meer dan -5 is, wordt non-inferioriteit verklaard. Veranderingen in de kwaliteit van ouderbetrokkenheid, ouderlijke stressindexscore en adaptieve score zullen worden vergeleken met behulp van een T-test met twee steekproeven of een Mann-Whitney U-test, afhankelijk van wat het meest geschikt is. Lineaire regressie zal worden gebruikt om te corrigeren voor eventuele co-variabelen.

Om de kosteneffectiviteit te onderzoeken, zullen de onderzoekers het gebruik van middelen tussen behandelings- en controlegroepen vergelijken om de verschillen in middelen en kosten in absolute termen te schatten vanuit zowel het directe medische kostenperspectief als het maatschappelijke perspectief (inclusief de directe kosten van reizen en de indirecte kosten). ouderschapstijd). Aangezien de studie zich richt op non-inferioriteit, zal de beoordeling van kosteneffectiviteit afhangen van de vraag of de interventie kostenbesparend is ten opzichte van de zorgstandaard. De onderzoekers zullen ook modelleringsschattingen uitvoeren om de onzekerheid rond de incrementele kosteneffectiviteitsratio te kwantificeren.

Voor de interviews zou toegepaste thematische analyse worden gebruikt om de verzamelde kwalitatieve gegevens te analyseren om de zorgen en ervaringen van het programma vanuit het perspectief van de ouders te begrijpen. Een professionele transcriptionist voltooit de datatranscriptie. De hoofdonderzoeker en de transcriptionist stellen gezamenlijk een standaardwerkrichtlijn en format van de verbatim op. Vervolgens zal het onderzoeksteam voor kwalitatieve analyse een iteratief en inductief proces uitvoeren om nieuwe thema's en subthema's te identificeren die zijn afgeleid van de verhalen van de deelnemers. Een codeboek dat de gegevens het beste beschrijft, zou worden ontwikkeld en gebruikt door middel van codering en constante vergelijking om de intercodeurbetrouwbaarheid door het team vast te stellen voor de analyse van alle transcripten.