Program telerehabilitacji: Innowacyjna i trwała usługa wczesnej interwencji dla dzieci z zaburzeniami ze spektrum autyzmu

W Singapurze zaburzenia ze spektrum autyzmu (ASD) zajmują pierwsze miejsce pod względem obciążenia chorobami dzieci w wieku 0-14 lat. Oddział Rozwoju Dziecka w Narodowym Szpitalu Uniwersyteckim obsługuje rocznie 3000 dzieci, z czego u 25-30% zdiagnozowano ASD. Rolą terapeuty jest zapewnienie tymczasowej terapii tym dzieciom przed wejściem do środowiskowych ośrodków wczesnej interwencji (EIPIC), w których obecnie czas oczekiwania wynosi 6-9 miesięcy. Obecne ograniczenia związane z naszą opieką tymczasową obejmują długi czas oczekiwania, wysokie koszty dla rodzin, brak siły roboczej i przestrzeni do obsługi pacjentów, słabe zaangażowanie rodziców ze względu na ich zobowiązania w pracy, trudności rodziców w częstym, potrzebnym leczeniu szpitalnym oraz trudności w uogólnianiu pacjenta leczenia do warunków domowych/społecznych (malejąca skuteczność). Obecnie środowisko kliniki nie obejmuje naturalnych środowisk rozwoju uczenia się, a zatem spontaniczne uogólnianie jest wyzwaniem i wpływa na wyniki dziecka. Standardowe interwencje nie pozwalają terapeutom obserwować ani ułatwiać zachowania i umiejętności dziecka podczas naturalnych czynności. Dotychczasowe prace nad telerehabilitacją pokazują, że zapewnia ona najlepsze rezultaty dla dziecka. Zapewnia terapeutom najlepszy sposób na obserwację dziecka podczas tych rutynowych czynności w środowisku domowym i zapewnia sensowne i odpowiednie strategie w czasie rzeczywistym. Pomimo standardowej terapii nie osiągnięto oczekiwanych znaczących efektów szkolenia rodziców. Kluczowym czynnikiem była potrzeba zapewnienia rodzicom większej liczby instrukcji i ćwiczeń z treściami w rzeczywistych momentach i interakcjach z dziećmi. Telerehab ułatwia zapewnienie bardziej trwałych możliwości coachingu dla rodziców w warunkach domowych (środowisko naturalne). Kliniczny model interwencji wymaga przejścia dzieci do nowych środowisk. Nietolerancja dzieci z autyzmem na zmiany w ich rutynie/środowisku jest dobrze znana; zwykle objawia się ostrymi objawami pobudzenia lub niepokoju. Często są zestresowani w środowisku klinicznym, co utrudnia rodzicom i profesjonalistom kontynuowanie programu wczesnej interwencji. Telerehab zapewnia wczesną interwencję w bezpiecznych, naturalnych warunkach domowych dziecka, unikając w ten sposób wyzwań związanych z przejściem. Usługi wczesnej interwencji świadczone w warunkach klinicznych są często świadczone tylko w obecności jednego opiekuna. Logistyka i koszty podróży uniemożliwiają udział wielu opiekunów w programach coachingu wczesnej interwencji. Telerehab umożliwia wielu opiekunom udział we wczesnej interwencji i budowanie ich zdolności poprzez wsparcie telekonferencji ze strony profesjonalistów. Poprzednie modele interwencji w domu wiązały się z wysokimi kosztami dla świadczeniodawcy o ograniczonym zasięgu. Wizyty domowe profesjonalistów wiążą się z wydatkami w postaci czasu podróży, kosztów podróży, a co za tym idzie liczba rodzin objętych nimi jest ograniczona. Telerehab maksymalizuje wpływ interwencji domowych bez wysokich kosztów iz szerszym zasięgiem. Koszt wczesnej interwencji (EI) za pośrednictwem Telerehab będzie podobny do obecnych kosztów interwencji klinicznych opłacanych przez rodziny. Poniesione koszty to zasadniczo inwestycje w technologię i profesjonalne inwestycje w siłę roboczą. Obecny czas trwania EI wynosi 16 godzin, co jest wystarczające do 20 tygodni dla każdej rodziny w oparciu o obecną liczbę spraw CDU wynoszącą 150 nowych skierowań rocznie. Telerehab proponuje podtrzymanie podstawowej interwencji przez 47 tygodni przez 16 godzin, co prowadzi do lepszego zrównoważenia, co również przyczynia się do wzrostu produktywności. Pokazuje to skalowalność programu Telerehab.

Obecnym standardowym programem leczenia wczesnej interwencji jest terapia w klinice oparta na programie nauczania podstawowych umiejętności (FSC): ramy wczesnej interwencji opracowane na podstawie wyników projektu badawczego dotyczącego autyzmu przeprowadzonego w Wielkiej Brytanii. Te ramy zapewniają jasne i systematyczne podejście do zrozumienia funkcjonowania dziecka w 3 podstawowych obszarach rozwoju (w ramach 141 elementów): Zabawa, Interakcje społeczne i Komunikacja.

Program telerehab zapewni rodzicom coaching w zakresie EI poprzez wideokonferencje z wykorzystaniem FSC. Program telerehabilitacji ma na celu poprawę dostępu do usług i ułatwienie interwencji w środowisku naturalnym dzieci i ich rodzin poprzez rozwój wideokonferencji (VC) jako realnego i akceptowalnego medium do budowania kompetencji rodzicielskich w WI. Konkretne cele modelu usług to osiągnięcie pozytywnych korzyści w zakresie wydajności usług (tj. zmniejszenie całkowitego czasu i wykorzystania zasobów na ukończony kurs interwencyjny w stosunku do obecnej praktyki); zmniejszyć całkowite koszty i bariery pozafinansowe dla pacjentów (tj. dostępu), jak również całkowity koszt systemu opieki zdrowotnej na ukończony kurs (tj. zrównoważony rozwój) i osiągać pozytywne korzyści w zakresie produktywności usługodawców, a tym samym opłacalności (tj. obniżony koszt jednostkowy osiągniętego wyniku).

Strategie wdrażania i przepływ pacjentów CDU otrzymuje skierowania z poliklinik dla dzieci z grupy ryzyka ASD. Te skierowania zostaną zaplanowane do oceny rozwojowej przez pediatrę rozwojowego. Oceny podstawowe będą przeprowadzane w ramach programu, jak również w ramach opieki standardowej. Dzieci, które zostaną włączone do badania oceniającego, będą następnie kontynuować program standardowy (terapia kliniczna) lub program telerehabilitacji. Harmonogram programu dla pacjenta w zakresie rodzajów wizyt i bloków interwencyjnych zarówno dla programu standardowego, jak i telerehabilitacji przedstawiono w Załączniku 1: Harmonogram programu. Czas trwania sesji interwencyjnych opartych na klinice wyniesie 60 minut, podczas gdy czas trwania sesji interwencyjnych opartych na VC wyniesie 45 minut.

Wyjściowa wizyta oceniająca 0/1: Dziecko, u którego stwierdzono ryzyko ASD na podstawie oceny klinicznej przeprowadzonej przez pediatrę ds. rozwoju w oparciu o kryteria DSM-5, zostanie skierowane na to badanie. Świadoma zgoda zostanie uzyskana przed podjęciem jakichkolwiek działań związanych z badaniami.

Wizyta od 2 do 3: Po uzyskaniu zgody rodzica podczas wizyty 0 lub 1, dziecko zostanie ocenione na podstawie MSEL i ADOS. Jednak ocenę MSEL można przeprowadzić przed uzyskaniem świadomej zgody w ramach rutynowej praktyki klinicznej. Uczestnicy zostaną również poddani ocenie na podstawie Skali Zachowań Adaptacyjnych Vineland (VABS-III) i Skróconej Formularza Indeksu Stresu Rodzicielskiego (PSI-SF). Dzieciom, które spełniają kryteria autyzmu na ADOS i nie spełniają żadnych kryteriów wykluczających, zostanie zaproponowane wzięcie udziału w badaniu.

Wizyta 4: Po zakończeniu powyższych ocen pediatra udostępni rodzicom raport MSEL i ADOS oraz potwierdzi włączenie do badania, jeśli dziecko spełnia kryteria włączenia. Jeśli dziecko tego nie zrobi, zostanie skierowane do standardowej opieki poza badaniem. Dzieci, których rodzice wyrażą zgodę na udział w badaniu, zostaną losowo przydzielone do programu telerehabilitacji (ramię eksperymentalne) lub programu standardowego (ramię kontrolne) z wykorzystaniem randomizacji blokowej. Pediatra poinformuje rodziców grupy badawczej, do której zostali przydzieleni.

Wizyta 5a: Wstępna ocena oparta na FSC, Joint Engagement Rating Inventory (JERI), rutynowych czynnościach dziecka (wywiad z rodzicem) oraz jakości życia w ramach wczesnej interwencji rodzinnej (FEIQoL) zostanie przeprowadzona dla wszystkich. Rodzice wezmą również udział w krótkiej ankiecie demograficznej i kosztowej. Jeśli rodzice nie będą w stanie wypełnić ankiet podczas sesji w klinice, otrzymają ankiety e-mailem lub zostaną poproszeni o udzielenie odpowiedzi na pytania przez telefon. Rodzice mogą również zostać zaproszeni do udziału w (częściowo ustrukturyzowanym, pogłębionym) wywiadzie w celu oceny postrzeganej skuteczności standardowej opieki.

Wizyta 5b: W przypadku grupy telerehabilitacyjnej wstępne oceny i obserwacje zostaną zebrane w 2 placówkach, jednej opartej na klinice, a także jednej wykorzystującej VC. Ta ostatnia ma na celu obserwację interakcji rodzic-dziecko oraz umiejętności wykazywanych przez dziecko w kontekście naturalnego środowiska domowego. Ocena i interwencja VC zostaną przeprowadzone przy użyciu platformy VC zleconej przez MOHH. Ta platforma pozwoli terapeucie i rodzicom widzieć, słyszeć i komunikować się ze sobą na żywo w czasie rzeczywistym. Terapeuta będzie miał dostęp do programu z komputera biurowego z kamerą internetową w klinice, natomiast rodzice będą mieli dostęp do programu z domu. Rodzice, którzy nie posiadają niezbędnego sprzętu do VC otrzymają notebooki i potrzebne akcesoria. Zapewnione zostaną wskazówki dotyczące użytkowania i pielęgnacji sprzętu VC.

Wizyta 6: Rodzice dzieci w obu programach wezmą udział w warsztatach edukacyjnych dla rodziców. Na warsztatach omówiona zostanie rola rodziców i terapeutów we wczesnej interwencji, kluczowe obszary, z którymi dzieci mają trudności w rozwoju, wykorzystanie rutyny ułatwiającej dziecku naukę oraz strategie, które można osadzić w rutynie. Jeśli rodzice zdecydują się nie uczestniczyć w warsztatach lub nie będą mogli uczestniczyć w zaplanowanych warsztatach, rodzice nadal mogą przejść do etapu interwencji. Rodzice, którzy nie będą mogli uczestniczyć w warsztatach, otrzymają przypomnienie o przełożeniu warsztatów na następny dostępny termin i otrzymają e-mailem slajdy i materiały szkoleniowe do przeczytania. Rodzice będą mieli również możliwość uzyskania dalszych wyjaśnień podczas kolejnych wizyt u swojego terapeuty.

Interwencja: Program standardowy Profil dziecka pod kątem stanu rozwojowego na podstawie wyników wstępnej oceny i zindywidualizowanego planu interwencji (IIP) zostanie omówiony przez terapeutę z rodzicami. Terapeuta będzie szkolił rodziców w kontekście zajęć klinicznych opartych na zabawie i pomoże rodzicom zidentyfikować konteksty i zajęcia w domu, w których rodzice mogliby kontynuować program w domu. Dzieci i ich rodzice otrzymają standardowy program, który składa się z 16 sesji interwencyjnych w klinice po 60 minut każda, podzielonych na 3 bloki interwencyjne, z przerwami pomiędzy nimi, tak aby rodzice mieli możliwość ćwiczeń w domu. Takie rozwiązanie umożliwia również rodzicom, którzy opuścili zaplanowane zajęcia, odrabianie zaległości w przerwach. Sesje interwencyjne wzmacniają i wyposażają rodziców w umiejętności i strategie angażowania ich dziecka w domu. Ponieważ program obejmuje interwencję behawioralną i coaching rodziców, aktywny udział rodzica i dziecka jest kluczem do każdej sesji. Jednak realistyczne wyzwania związane ze złym samopoczuciem dziecka/rodzica lub terapeuty lub gdy rodzic ma zobowiązania związane z pracą, mogą wymagać zmiany terminu lub odwołania niektórych wizyt. Nie przewiduje się, aby miały one jakikolwiek negatywny wpływ na zdrowie dziecka lub naukę.

Interwencja: Program Telerehabilitacji Interwencja rozpocznie się od 2 sesji interwencyjnych w klinice po 60 minut każda, aby zapewnić odpowiednią możliwość zaangażowania się w relacyjne praktyki skoncentrowane na rodzinie, wspólne podejmowanie decyzji i planowanie IPI na podstawie wstępnych ocen oraz zbadanie skutecznych strategii jako podstawy do kolejne interakcje i coaching poprzez VC.

Otoczenie: Przed sesją interwencyjną terapeuta i rodzic omówią i określą odpowiednie i wykonalne miejsce do umieszczenia wybranych przez nich urządzeń, które zapewnią wyraźny, niezakłócony widok interakcji i działań rodzic-dziecko. Podczas 16 sesji terapeuta i rodzic będą logować się do portalu MOHH VC w celu przeprowadzenia rozmowy VC.

Sesje VC są prowadzone zdalnie przez terapeutę dziecka z poradni. Rodzice, którzy nie posiadają niezbędnego sprzętu do VC otrzymają notebooki i mikrofony dookólne. Platforma VC zamówiona przez MOHH będzie wykorzystywana do obserwacji sesji domowych i coachingu rodziców. Rodzice będą ustawiać kamerę internetową komputera na wybrany obszar aktywności w domu, używając bezprzewodowego zestawu słuchawkowego do komunikacji. Przenośny mikrofon wszechkierunkowy zostanie umieszczony w pobliżu rutynowych czynności domowych, aby terapeuta mógł patrzeć, słuchać i wyraźnie rozumieć dynamikę interakcji rodzic-dziecko podczas danej codziennej rutyny z udziałem dziecka.

Sesje Telerehab będą zgodne z wytycznymi etycznymi i praktycznymi dotyczącymi interwencji za pośrednictwem komputera, w tym komunikacji online, zgody, poufności i amp; kwestie prywatności i bezpieczeństwa, werbalne i niewerbalne informacje zwrotne.

Strategie: Rodzice zostaną przeszkoleni w stosowaniu strategii opartych na dowodach (np. podążanie za przykładem dziecka, naśladowanie, modelowanie, pokusy komunikacyjne, zabawne przeszkody) podczas zabaw i codziennych zajęć.

Podejście: Sesje interwencyjne będą prowadzone przez terapeutów przeszkolonych w zakresie FSC i protokołu coachingu dla rodziców. Interakcje rodzic-dziecko podczas zajęć w domu będą obserwowane za pośrednictwem platformy VC zleconej przez MOHH. Rodzice będą zachęcani do interakcji z dzieckiem za pomocą strategii mających na celu zwiększenie uwagi i motywacji dziecka, rutynowych czynności, inicjowania i reagowania na wspólną uwagę, komunikację itp. Sesje będą przebiegać zgodnie z protokołem praktyki współpracy. Protokół zawiera zarys struktury sesji (tj. sprawdzanie, przeglądanie, obserwacja, refleksja, wyjaśnianie i coaching nowych tematów i strategii, ustalanie celów i planowanie działań następczych w kontekście domowym i zamykanie).

Na początku sesji postępy rodziców z poprzedniego tematu i wszelkie inne aktualizacje będą przeglądane i omawiane przez 5-10 minut. Następnie następuje 10-minutowa zabawa rodzic-dziecko. Aktywność pozwala terapeucie obserwować kompetencje rodzica w realizacji interwencji (tj. cele i efektywne wykorzystanie strategii) z poprzedniej sesji coachingowej. Na podstawie poczynionych obserwacji terapeuta będzie dalej trenował, aby wzmocnić pewność siebie i kompetencje rodzica w stosowaniu strategii ułatwiających osiągnięcie określonych celów uczenia się w IPI. Podczas ostatnich 10-15 minut każdej sesji terapeuta będzie zasięgał informacji zwrotnej od rodzica, aby zrozumieć jego jasność, komfort i pewność w realizacji planu interwencji oraz w razie potrzeby dostarczy dalszych informacji. Terapeuta zajmie się również wszelkimi wyzwaniami, przed którymi stoi lub które są przewidywane w kontekście wdrażania interwencji w kontekście domowym. Terapeuta omówi z rodzicami wdrożenie planu interwencji z wykorzystaniem co najmniej dwóch zabaw lub codziennych czynności (naturalnie pojawiających się możliwości) zidentyfikowanych przez rodzica. Zasady uczenia się dorosłych zostaną przyjęte przez terapeutę, aby ułatwić aktywny udział w planowaniu i realizacji interwencji. W przypadku sesji w klinice przeznacza się dodatkowe 15 minut, aby dziecko i rodzice mogli się uspokoić i wejść i wyjść z pokoju terapeuty.

Gromadzenie danych: W przypadku wszystkich uczestników nagrania wideo interakcji rodzic-dziecko zostaną wykonane w 4 określonych punktach czasowych, a mianowicie w punkcie wyjściowym, dwóch przeglądach śródsemestralnych i recenzji końcowej. Specyficzne dla dzieci w ramieniu telerehabilitacji, dodatkowe nagranie wideo interakcji rodzic-dziecko zostanie wykonane za pośrednictwem VC dla każdej sesji przeglądu na miejscu, w sumie 8 punktów czasowych nagrywania wideo w czasie trwania programu. Nagrane filmy zostaną pobrane i przesłane na zaszyfrowany hasłem dysk twardy autoryzowany przez zespoły ds. ochrony danych i bezpieczeństwa instytucji. Dostęp do tych nagrań mają tylko upoważnieni członkowie zespołu z kontami instytucjonalnymi i zewnętrzni oceniający. Posłużą do oceny na JERI, NDBI-Fi oraz do oceny rzetelności między oceniającymi.

Terapia prowadzona przez rodziców (w domu) Na koniec każdej sesji interwencyjnej i na koniec każdego bloku interwencyjnego odbędzie się wspólna dyskusja w celu opracowania planu do wdrożenia przez rodziców. Obejmuje to cele funkcjonalne, które mają zostać osadzone, konkretne strategie, których rodzic został nauczony, oraz procedury domowe, które rodzic planuje wdrożyć. Zasoby związane z interwencją, takie jak opis strategii i przykłady osadzania w procedurach oraz dokumenty dotyczące planu, zostaną udostępnione rodzicom do wglądu.

Harmonogram programu Chociaż ustalone ramy czasowe ocen, interwencji i przeglądów są ważne, to badanie zostanie przeprowadzone w rutynowych warunkach operacyjnych służby klinicznej. Przyjęta zostanie standardowa praktyka posiadania tego samego terapeuty na każdej sesji w celu zachowania ciągłości. Wyzwania związane z planowaniem są nieuniknionym warunkiem terenowym. Jest to spotęgowane koniecznością zmiany harmonogramu sesji w pewnych okresach, na przykład gdy dziecko/członek rodziny lub terapeuta źle się czuje. Z tych powodów czas potrzebny do ukończenia każdego bloku interwencji może się nieznacznie różnić dla każdego dziecka. Może również różnić się między grupami interwencyjną i kontrolną.

Ogólnie rzecz biorąc, w przypadku opóźnień w harmonogramie uczestnicy przechodzą do następnej fazy badania (tj. interwencje i przeglądy uzupełniające) tylko wtedy, gdy zakończą wszystkie zaplanowane sesje w poprzedniej fazie (np. interwencja rozpocznie się dopiero po zakończeniu wszystkich ocen wyjściowych). Są one uznawane za ograniczenia projektu badania i będą brane pod uwagę przy interpretacji wyników badania.

Kontynuacja i przegląd (program standardowy i program telerehab) Śródokresowy przegląd postępów: Wizyta od 7 do 11 Przegląd pediatry (dwie wizyty): Pediatra dokona przeglądu ogólnego profilu rozwojowego dziecka, postępów oraz potrzeb dziecka i rodziny. W razie potrzeby lekarz wyda odpowiednie zalecenia i skierowania.

Przegląd terapeuty (dwie wizyty): Terapeuci dokonają przeglądu profilu rozwojowego dziecka w FSC i JERI, aby śledzić postępy w planie interwencji iw celu oceny programu. Badanie kosztów zostanie również przeprowadzone z rodzicami podczas tych przeglądów przez członka zespołu badawczego w celu zidentyfikowania wszelkich zmian w dochodach gospodarstwa domowego i obciążeniu kosztami. Jeśli rodzice nie będą w stanie wypełnić ankiety podczas sesji, otrzymają ankietę e-mailem lub zostaną poproszeni o udzielenie odpowiedzi na pytania przez telefon.

Przegląd IIP punktu środkowego: Terapeuci dokonają przeglądu dziecka na podstawie zindywidualizowanego planu interwencji (IIP) opracowanego po ocenie wyjściowej i zaplanują dalszą interwencję.

Końcowe przeglądy i oceny: Wizyta od 12 do 14 Końcowe przeglądy i oceny zostaną przeprowadzone w ramach trzech sesji, które mogą odbywać się w dowolnej kolejności w zależności od dostępności uczestnika i harmonogramu terapeuty.

Końcowa ocena z terapeutą: Dziecko zostanie ocenione na podstawie podstawowych środków oceny. Rodzice otrzymają również do wypełnienia ankietę satysfakcji rodziców, ankietę dotyczącą kosztów i ankietę FEIQoL. Jeśli rodzice nie będą w stanie wypełnić ankiet podczas sesji w klinice, otrzymają ankiety e-mailem lub zostaną poproszeni o udzielenie odpowiedzi na pytania przez telefon. W przypadku dzieci z grupy telerehabilitacyjnej oprócz oceny klinicznej zostanie przeprowadzona ocena VC.

Ocena pielęgniarki: Dziecko zostanie ocenione na MSEL. W ramach tej oceny zostanie zastosowany Wskaźnik Stresu Rodzicielskiego.

Ocena psychologa: VABS-III zostanie podany rodzicowi w ramach tej oceny.

Końcowa ocena pediatry: Wizyta 15 Ta ostatnia wizyta pediatry ma na celu podzielenie się raportami z ocen, omówienie postępów i dalszych potrzeb dziecka i rodziny.

Przeniesienie do programów wczesnej interwencji CDU zapewnia terapię tymczasową dla dzieci do czasu zapisania ich do EIPIC (lub prywatnej usługi wczesnej interwencji). W normalnych okolicznościach dziecko nie jest objęte żadną interwencją ze strony EIPIC w ciągu pierwszych 10 tygodni rejestracji, ponieważ dziecko jest oceniane. W tym okresie przejściowym dziecko nadal otrzymuje interwencję CDU zgodnie ze standardową praktyką kliniczną. W związku z tym dzieci objęte tym badaniem będą nadal objęte interwencją przez 10 tygodni po rejestracji w EIPIC. Podobnie uczestnicy, którzy zostali przeniesieni do prywatnej usługi interwencyjnej, będą nadal otrzymywać interwencję zgodnie z protokołem badania, o ile nie zaczną otrzymywać interwencji w ramach prywatnej usługi.

Dzieci pozostają również jako pacjenci CDU pod opieką swoich lekarzy do 7 roku życia, niezależnie od tego, czy zostały zapisane do EIPIC, czy do służby prywatnej. W związku z tym uczestnicy badania, którzy zostali przeniesieni do EIPIC, będą nadal oceniani zgodnie z protokołem śródokresowych przeglądów postępów oraz końcowych przeglądów i ocen. O ile to możliwe, oceny te zostaną zaplanowane tak, aby zbiegły się z kontrolą lekarską w CDU w ramach standardowej opieki.

(i) Badanie zaprojektowano jako badanie równoważności w celu porównania zmian w MSEL między 2 programami.

Badacze spodziewali się, że zmiana wyniku MSEL dla osób w ramieniu programu telerehabilitacji będzie nieco lepsza niż w ramieniu programu standardowego o 1,5 jednostki. Zakładając, że SD zmian wyniku MSEL wyniesie 15 jednostek, a jako przedział równoważności 5 jednostek, wystarczy zrekrutować 132 badanych (po 66 w każdym ramieniu) z mocą 80% i poziomem istotności 5%. Badacze postanowili zrekrutować łącznie 200 osób (100 w każdym ramieniu) po rozważeniu wycofania i przegrali z kontynuacją. Randomizacja blokowa zostanie wykorzystana do przydzielenia rekrutowanych osób do jednej z interwencji. Statystyk prowadzący badanie utworzy listę randomizacyjną i przygotuje koperty. Z obu grup zostanie zrekrutowanych 10 rodziców na częściowo ustrukturyzowane wywiady pogłębione. Badacze zamierzają zrekrutować łącznie 20 rodziców do wywiadu, ponieważ oczekuje się, że będzie to liczba wystarczająca do osiągnięcia jakościowego nasycenia tematycznego. Do 5 terapeutów zaangażowanych w prowadzenie terapii będzie zaangażowanych w dyskusję w grupie fokusowej. Badacze przeprowadzą pogłębiony wywiad z personelem programu, który jest zaangażowany w koordynację i/lub nadzorowanie opieki nad pacjentami rekrutowanymi do badania (pediatra, koordynator badania, pracownik obsługi pacjenta). Badacze będą rekrutować maksymalnie 10 pracowników. (ii) Ponieważ badanie jest prowadzone w ramach rutynowej opieki i operacji, istnieją praktyczne ograniczenia, które mogą powodować odstępstwa od protokołu. Zmiana terminu wizyty przez rodziców (np. z powodu ograniczeń w pracy, choroby dziecka, innych zdarzeń) lub opóźnień w umówionych spotkaniach jest nieuniknione. W związku z tym w przypadku analiz per-protokołowych wykluczeni zostaną tylko uczestnicy z poważnymi odchyleniami od protokołu, którzy zostaną zdefiniowani jako uczestnicy, którzy nie ukończą 80% zamierzonych sesji terapeutycznych przydzielonych dla ich grupy badawczej. Oznacza to, że uczestnik grupy kontrolnej musi uczestniczyć w co najmniej 8 z 10 sesji w klinice. W przypadku pozostałych 2 sesji uczestnicy mogą uczestniczyć w niej za pośrednictwem wideokonferencji (ze względu na pandemię COVID-19) lub przegapić spotkanie. W przypadku badania z randomizacją, ponieważ badanie jest badaniem równoważności, analiza statystyczna zostanie przeprowadzona na podstawie protokołu. Osoby z jakimkolwiek większym odstępstwem od protokołu, jak zdefiniowano powyżej, zostaną wykluczone z analizy końcowej. Wszystkie cechy demograficzne, kliniczne i kosztowe zostaną przeanalizowane opisowo. Średnia (SD) lub mediana (zakres), w zależności od tego, co jest bardziej odpowiednie, zostanie podana dla zmiennych numerycznych, natomiast N (%) zostanie podane dla zmiennych kategorycznych.2-próba Test t lub test U Manna-Whitneya zostanie użyty do porównania zmiany wyniku MSEL pomiędzy 2 ramionami. Oszacowana zostanie średnia różnica i 95% CI. Jeśli dolna granica 95% przedziału ufności jest większa niż -5, zostanie zadeklarowana równoważność. Zmiany w jakości zaangażowania rodzica dziecka, wyniku wskaźnika stresu rodzicielskiego i wyniku adaptacyjnego zostaną porównane za pomocą testu T dla 2 prób lub testu U Manna-Whitneya, w zależności od tego, który z nich jest bardziej odpowiedni. Regresja liniowa zostanie zastosowana w celu dostosowania do wszelkich współzmiennych.

Aby zbadać opłacalność, badacze porównają wykorzystanie zasobów między grupami leczonymi i kontrolnymi, aby oszacować różnice w zasobach i kosztach w wartościach bezwzględnych z perspektywy bezpośrednich kosztów medycznych, jak również z perspektywy społecznej (w tym bezpośrednich kosztów podróży i kosztów pośrednich) czasu rodzicielskiego). Ponieważ próba koncentruje się na równoważności, ocena opłacalności będzie zależeć od tego, czy interwencja jest oszczędna w stosunku do standardu opieki. Badacze przeprowadzą również szacunki modelowania w celu ilościowego określenia niepewności związanej z przyrostowym stosunkiem kosztów do efektywności.

W przypadku wywiadów wykorzystano by stosowaną analizę tematyczną do analizy zebranych danych jakościowych w celu zrozumienia obaw i doświadczeń związanych z programem z perspektywy rodziców. Profesjonalny transkrypcjonista dokończy transkrypcję danych. Standardowe wytyczne operacyjne i format dosłowności zostaną ustalone wspólnie przez głównego badacza i transkrypcję. Następnie zespół badawczy zajmujący się analizą jakościową przeprowadzi iteracyjny i indukcyjny proces identyfikowania nowych tematów i podtematów pochodzących z narracji uczestników. Książka kodowa, która najlepiej opisuje dane, zostałaby opracowana i wykorzystana poprzez kodowanie i ciągłe porównywanie w celu ustalenia wiarygodności między koderami przez zespół do analizy wszystkich transkryptów.